## EMBOLIZATION IN RECURRENT SOFT TISSUE AMELOBLASTOMA EXCISION OF THE MANDIBLE
Agus Widodo*, Masykur Rahmat**, Rahardjo**, Poerwati Soetji**

## ABSTRACT
Background:  Recurrent  ameloblastoma  can  occur  after  radical  treatment, 13.3%  up  to  19%  involves  soft  tissue.  Case  of  recurrent  mandibular ameloblastoma in soft tissue, bleeding is one of the risks that often occurs. One way to reduce intraoperative bleeding is by embolization. Purpose this studi to report  the  benefits  of  embolization  to  reduce  intraoperative  bleeding  in  the action of recurrent ameloblastoma in soft tissue.
Method: Female patient 32 years old came to RSUP Dr. Sardjito with complaint of  lump  on  her  left  cheek,  with  history  of  post-hemimandibulectomy ameloblastoma  14  years  ago.  Objective  examination  of  the  asymmetrical patient's face with swelling extends to the cheek and pain when pressed, and the  size  is  around  10x10  cm.  Embolization  using  PVA  and  gelfoam  material done  before  the  excision  of  the  tumor  to  reduce  the  risk  of  bleeding.  The excision  in  this  case  is  using  lip  split  method,  with  bleeding  during  surgery around  250  ml.  Biopsy  results  after  excision  are  multicystic  ameloblastoma, some are follicular types and some are plexiform types Conclusion:  The  use  of  embolization  in  the  case  of  recurrent  mandibular ameloblastoma in soft tissue can reduce tumor size and reduce bleeding during surgery.

## PENDAHULUAN
Ameloblastoma merupakan
tumor odontogenik  yang  paling  umum  ditemui  dan mewakili  kira-kira  10%  dari  seluruh  tumor  yang ditemukan  di  area  mandibula  dan  maksila. Insidensinya sangat bervariasi pada kelompok ras yang  berbeda.  Penelitian  menunjukkan  bahwa ameloblastoma lebih sering terjadi pada kelompok ras keturunan Afrika daripada kulit putih.1 Insidensi secara  global  diperkirakan  sekitar  0,5  kasus  per satu juta penduduk per tahun, dan sebagian besar kasus terdiagnosis pada pasien kelompok umur 30 hingga 60 tahun.2
Disebabkan sifat agresifnya secara lokal dan tingkat  rekurensi  yang  tinggi  setelah  tindakan, perawatan ameloblastoma masih menjadi
perdebatan  hingga  saat  ini.  Tindakan  kuretase menurut  laporan  mempunyai  angka  rekurensi sebesar  50%,  tindakan  reseksi  marginal  15%, sedang  reseksi  yang  lebih  radikal  hasilnya  lebih memuaskan.  Tindakan  reseksi  memiliki  tingkat rekurensi  yang  paling  rendah,  maka  tindakan reseksi  dapat  dikatakan  sebagai  tindakan  definitif untuk kasus ameloblastoma. Jenis reseksi mandibula  yang  digunakan  pada  ameloblastoma adalah reseksi marginal, reseksi segmental, reseksi parsial  (hemimandibulektomi)  dan  reseksi  total (total  mandibulektomi)  tergantung  dari ukuran  dan perluasan tumor.3
Rekurensi  pada  jaringan  lunak  pasca tindakan  reseksi  yang  dilaporkan  oleh  Olaitan
* Residen Bedah Mulut dan Maksilofasial Universitas Gadjah Mada ** Departemen Bedah Mulut dan Maksilofasial   Universitas Gadjah Mada
Correspondence: widodoagus06051981@gmail.com
Keywords:
Embolization, Recurrent mandibular ameloblastoma, Excision
sekitar  19%,  sedangkan  menurut  Arotiba  sekitar 13,3% dari 30 kasus yang dikerjakan.4,5 Rekurensi ameloblastoma  pada  jaringan  lunak  setelah tindakan  radikal  dilaporkan  dalam  jangka  waktu setelah 5 tahun,  25 tahun, bahkan 49 tahun setelah tindakan.  Tingkat  rekurensi  ameloblastoma  pada jaringan lunak ditentukan oleh margin pembedahan yang tidak adekuat dan  ameloblastoma multikistik lebih besar tingkat rekurensinya dibandingkan dengan tipe unikistik. Prognosis ameloblastoma ditentukan oleh usia pasien, ukuran tumor,  perluasan  tumor,  lokasi  tumor,  dan  tipe histologisnya.6
Embolisasi  adalah  prosedur  invasif  non bedah  dengan  cara menyuntikkan bahan embolan ke dalam pembuluh darah yang menginervasi area tumor.7    Embolisasi  menjadi    terapi  yang  sangat berguna  dengan  berbagai  tujuan  diantaranya embolisasi dalam bidang onkologi untuk mengurangi  gejala,  mencegah  dan  mengurangi perdarahan  durante  operasi,  meningkatkan  angka bertahan hidup dan kualitas hidup.8
Tujuan laporan kasus ini adalah melaporkan tindakan  embolisasi  pada  kasus  ameloblastoma rekuren  jaringan  lunak  yang  berukuran  besar dengan hipervaskularisasi dengan resiko perdarahan intraoperatif.

## LAPORAN KASUS
Perempuan  usia 32 tahun datang ke RSUP Dr.Sarjito  dengan keluhan terdapat pembengkakan disertai nyeri pada pipi sebelah kiri dengan riwayat 14  tahun  pasca  tindakan  hemimandibulektomi karena  ameloblastoma  multikistik.  Pasien  datang sudah  membawa  hasil  biopsi  dari  rumah  sakit sebelumnya yaitu ameloblastoma tipe folikuler dan tidak  ada  keganasan.  Tiga  tahun  setelah  operasi pembengkaan mulai muncul kembali dan bertambah  besar  meluas  ke  pipi  tanpa  dilakukan tindakan. Pemeriksaan objektif kondisi umum baik,
hasil pemeriksaan penunjang dalam batas normal. Kondisi  ekstra  oral  tampak  pembengkaan  solid dengan  ukuran  10x10  cm  warna  kemerahan. Pemeriksaan  intra  oral  terdapat  masa  dengan bentuk berdungkul-dungkul dengan warna kemerahan.  Pemeriksaan  penunjang  CT-Scan kontras  mendukung  ameloblastoma,  dan  sudah mengekspansi    tulang  zygoma  sehingga  tampak melebar.
Gambar 1. (A) Foto klinis ekstra (B) Foto klinis intra oral (C) Foto CT San kontras potongan koronal Sebelum  dilakukan  tindakan  eksisi  tumor  didahului dengan tindakan arteriografi dan embolisasi oleh bagian radiologi  intervensi  dengan  tujuan  untuk  mengurangi perdarahan  selama  operasi.  Embolisasi  dilakukan  pada
pembuluh  darah  yang  mensuplai  massa  tumor  yaitu pada    pangkal  arteri  maksilaris  sinistra  cabang  arteri alveolaris  inferior  dan  arteri    fasialis  sinistra  dengan bahan gelfoam dan PVA.
A B C
Gambar 2. (A) Arteriografi dan embolisasi dari samping (B) Arteriografi dan embolisasi dari depan
Kondisi klinis pasien setelah dilakukan tindakan embolisasi H-3 sampai dengan  H-1  sebelum operasi tampak ukuran tumor menjadi lebih kecil, area kemerahan pada intra oral menjadi berwarna pucat.
Gambar 3. (A) Foto klinis lateral sebelum embolisasi (B) Pasca embolisasi, H-2 sebelum eksisi  (C) H-1 sebelum eksisi
Tindakan eksisi tumor dilakukan setelah hari ke-3 pasca embolisasi, dengan teknik lip split untuk mencapai  akses  tumor  lebih  jelas.  Perdarahan
selama  operasi    pada  tindakan  eksisi  yang dilakukan sekitar 250 ml dan  tidak ada tambahan tranfusi darah.
Gambar 4. (A) Pola incisi lip split (B) Durante operasi  (C) Massa tumor
Evaluasi  pasca  operasi  setelah  3  bulan kondisi umum pasien baik, ekstra oral tampak asimetris,  terdapat  defek  pasca  operasi, kondisi  intra  oral  baik,  tidak  tampak  adanya rekurensi,  tidak  ada  gangguan  penelanan. Pemeriksaan  patologi  anatomi  didapatkan
hasil  ameloblastoma  multikistik  tipe  folikuler dan sebagian tipe pleksiform. Hasil CT Scan dengan  kontras  pasca  tindakan  eksisi menunjukan    tidak  tampak  residu  maupun residif ameloblastoma
A B B C A A B C
Gambar 5. (A) Foto klinis ekstra oral  (B) Foto klinis intra oral (C) CT Scan kontras  potongan  koronal

## DISKUSI
Ameloblastoma  pada  kasus  ini  muncul kembali pada jaringan lunak setelah 3 tahun pasca hemimandibulektomi  dan  tidak  dilakukan  tindakan dalam  jangka  waktu  lama  sehingga  massa  yang besar  mengekspansi  tulang  zigoma,  hal  ini  lebih cepat  dari  waktu  rata-rata  kasus  yang  sudah dilaporkan  yaitu  setelah  5  tahun  pasca  tindakan radikal.  Kondisi  ini  bisa  disebabkan  kurang bersihnya  area  operasi  terutama  jaringan  lunak yang telah terjadi infiltrasi  sel tumor pada jaringan lunak,  tidak  dapat  dideteksi  secara  klinis  maupun radiografis,  serta  tipe  ameloblastoma  multikistik yang  mempunyai  angka  rekurensi  yang  lebih tinggi.9
Tumor  pada  mukosa  bukal  menunjukkan telah  terjadi  rekurensi  ameloblastoma  di  jaringan lunak,  hal  ini  terjadi  karena  dinding  tumor  sudah tidak  utuh  dan  perluasan  tumor  sudah  meluas hingga sel-sel tumor berinfiltrasi ke jaringan lunak. Perawatan  terbaik  untuk  kasus  ameloblastoma rekuren pada jaringan lunak adalah eksisi dengan mengambil  seluruh  jaringan  patologis  dengan melibatkan  sedikit  jaringan  sehat  disekitarnya.10 Tindakan  eksisi  yang  dilakukan  pada  kasus  ini dengan  pendekatan  lip  split  sehingga  lapang pandang operasi lebih jelas dan struktur vital dapat lebih  aman.  Pasien  yang  telah  menjalani    reseksi ameloblastoma dianjurkan untuk melakukan evaluasi  secara  berkala  sampai  5  sampai  dengan
10 tahun dengan pemeriksaan klinis dan radiologis.11
Arteriografi  dan  embolisasi  dilakukan  24-72 jam  sebelum  tindakan  eksisi  ameloblastoma rekuren jaringan lunak. Embolisasi tumor dilakukan melalui pendekatan transarterial dengan kateterisasi selektif ke cabang pembuh darah yang memberikan  aliran  darah  ke  tumor  dengan menggunakan berbagai agen embolan.12 Embolisasi  pada  kasus  ini  menggunakan  gelfoam dan PVA yang dilakukan oleh seorang ahli radiologi intervensi dengan melakukan penyumbatan pembuluh  darah  yang  menginervasi  tumor  yaitu fasialis  sinistra  dan  arteri  maksilaris  sinistra  pada cabang  pertama  dari  arteri  alveolaris  inferior sinistra.  Embolisasi  dilakukan  sebelum  operasi pada  kasus  tumor  dengan  hipervaskularisasi  dan ukuran  yang  besar  untuk  mengurangi  perdarahan selama operasi dan dapat mengurangi kehilangan darah  sekitar  60%  selama  operasi  berlangsung. Embolisasi preoperatif pada kasus ameloblastoma rekuren  jarang  dilakukan  sebab  ameloblastoma yang  muncul  kembali  biasanya  masih  berukuran kecil dan diketahui secara  dini pada waktu kontrol rutin.13
Embolisasi  pada  kasus  ameloblastoma rekuren  bertujuan  untuk  membuat  iskemia  dan nekrosis  di  pusat  tumor,  dengan  menyumbat pembuluh darah yang menjadi feeding vessel pada ameloblastoma jaringan lunak. Embolisasi kasus ini
A B
C
dilakukan  pada  pangkal  arteri  maksilaris  sinistra pada cabang pertama arteri alveolaris  inferior  dan fasialis  sinistra  sehingga  tumor  tidak  mendapat suplai darah. Kondisi ini akan menyebabkan tumor menjadi  nekrosis  dan  ukuran  menyusut  sehingga jaringan sehat yang berbatasan dengan tumor akan menjadi lebih jelas.10
Keuntungan  embolisasi  sebelum  operasi adalah pengurangan kehilangan darah intraoperatif, penyumbatan  pembuluh darah arteri yang  tidak  dapat  diakses  pada  pembedahan, penurunan  waktu  operasi,  dan  peningkatan visualisasi,  serta  memungkinkan  untuk  identifikasi dan  perlindungan  struktur  yang  berdekatan mengakibatkan pengurangan komplikasi pembedahan  secara  keseluruhan.10  Kebanyakan pasien  mengalami  rasa  sakit  yang  berhubungan dengan  iskemia  setelah  embolisasi.  Tingkat  nyeri cenderung  meningkat  dengan  embolisasi  pada pembuluh  darah  yang  lebih  distal  karena  infark jaringan mungkin terjadi. Intensitas nyeri bervariasi antar  individu,  pasien  dikontrol  dengan  analgetik dan  biasanya digunakan opiat untuk penanganan nyerinya.    Kehilangan  darah  selama  operasi  pada kasus  ini  sekitar  250  ml  sehingga  pasien  tidak memerlukan tranfusi.

## KESIMPULAN
Tindakan  embolisasi  preoperatif  pada pasien  ameloblastoma  rekuren  jaringan  lunak ukuran besar dapat mengecilkan ukuran tumor dan menurunkan kehilangan darah intraoperatif.

## DAFTAR PUSTAKA
1.  Anderson, L., Kahnberg, K.E., Pogrel, A., Oral and  Maxillofacial  Surgery,  2012,  Wiley.1109- 1125.
2.  Mc  Clary,  A.C.,  West,  R.B.,  Pollack,  J.R., Fisbein,  N.J.,  Sunwool,  J.,  Colevas,  A.D.,
Sirjani,  D.,  Ameloblastoma:  a  clinical  review and  trends  in  management,  Eur  Arch Otorhinolaryngol, 2015,  DOI 10.1007/s00405- 015-3631-8.
3.  Neville,  B.W.,  Damn,  D.D.,  Allen,  C.M., Bouqout, Oral and Maxillofacial Pathology 2nd ed.,  2002,  Philadelphia.  WB  Saunders  Co.  p. 610-615.
4.  Olatian,  A.A.,  Arole,  G.,  Adekeye,  E.O., Recurrent  ameloblastoma of the jaws: A follow- up  study,  1998,  Int  J  Oral  Maxillofac Surg;27:456-460.
5.  Arotiba,  J.T.,  Ogunbiyi,  J.O.,  Obiechina,  A.E., Odontogenic  tumours:  a  15  year  review  from Ibadan Nigeria, 1997, Br J OralMaxillofac Surg ; 35: 363 –7.
6.  Xavier, S.P., Faria, A.C., Mello, F., Silva, E.R., Santana, S.T., Recurrence of ameloblastoma in soft tissue, 2013, J Craniofac Surg;24:1866-7.
7.  Xianli,  L.V.,  Zhongxue,W.,  Jiang,  C.,  Li,Y., Yang,  X.,  Zhang,  Y.,  Zhang,  N.,  Complication risk  of  endovascular  embolization  for  cerebral arteriovenous  malformation,  2010,  Eur  J Radiol;09;024.
8.  Blinkert,  C.A.,  2002,  Embolization  tools  and techniques, Applied Radiology, 2002; p 55-64.
9.  Fregnani  ,  E.R.,  Cruz  P.,  Almeida  O.P., Kowalski,  L.P.,  Soares,  F.A.,  Abreu,  A.F., Clinicopathological study and treatment outcomes  of  121  cases  of  ameloblastomas, 2010,  Int J Oral Maxillofac Sur ; 39: 145-149.
10.  Mann, W.J., Jecker, P., Amedee, R.G., Juvenile angiofibromas: changing surgical concept over the  last  20  years,  2004,    Laryngoscope;  114: 291-3.
11.  Hertdog,D., Isaac, Ameloblastoma of the jaws: A  critical  reappraisal  based  on  a  40-years single  institution  experience,  2009,  Oral Oncology 46: 61 –64.
12.  Danesi,  G.,  Panciera,  D.T.,  Harvey,  R.J., Agostinis,  C.,    Juvenile  nasopharyngeal angiofibroma: evaluation and surgical management  of  advanced  disease,  2008, Otolaryngol Head Neck Surg; 138:581 –6.
13.  Gemmete,  J.J.,  Chaudhary,  N.,  Pandey,  A., Gandhi,  D.,  Sullivan,  S.E.,  Marentette,  L.J., Chepea,  D.B,,  Ansari,  S.A.,  Usefulness  of percutaneously  injected  ethylenevinyl  alcohol copolymer  in  conjunction  with  standard endovascular  embolization  techniques  for preoperative devascularization of
hypervascular head and neck tumors: technique,  initial  experience,  and  correlation with surgical observations,  2008,  AJNR Am J Neuroradiol; 31: 961 –6.