PENDAHULUAN

## Temuan Keratocyst Odontogenic Tumor besar pada maksila pada pemeriksaan CBCT

## ABSTRACT

## LAPORAN KASUS
http://jurnal.pdgi.or.id/index.php/jrdi/index
Objectives: The aim of this case report is to describe radiographic characteristic
of
keratocyst odontogenic tumor (KCOT) in maxilla using CBCT.
Case  Report: A  20  year - old  women  patient  was referred  to  the  Oral  Maxillofacial  Radiology Department  of  Padjadjaran  University  with  the chief complaint of swelling, painless in the anterior of  the  upper  jaw.  In  this  presented  case,  we  used cone  beam  computed  tomography  (CBCT)  to  find out  the  margin  of  the  cortical  extension,  and diameter of the lesion. The CBCT examination shows radiolucent, well - defined lesion in 12 - 14 region with
displacement  of  12.  The  size  of  the  lesion  is  about 20x15x19mm  extended  posterior - superiorly  near  to nasal  cavity  and  it  shows  less  degree  of  bone expansion.  Based  on  radiographic  and  clinical examination, the diagnosis was keratocyst odontogenic tumor (KCOT).
Conclusion: KCOT has some radiographic characteristic distinguishable with another odontogenic  lesion.  Therefore,  CBCT  examination  is recommended  for  the  diagnosis  of  odontogenic keratocyst and proper surgical planning.
Jurnal Radiologi Dentomaksilofasial Indonesia Agustus 2019, Volume 3, Nomor 2: 31-4 P-ISSN. 2685-0249 | E-ISSN. 2686-1321
Berty Pramatika 1* , Suhardjo Sitam 2 , Ria Noerianingsih Firman 2
Keywords: Keratocyst odontogenic tumor, odontogenic keratocyst, radiograph, CBCT Cite  this  article: Pramatika  B,  Sitam  S,  Firman  RN. Temuan  Keratocyst  Odontogenic  Tumor  besar  pada maksila  pada  pemeriksaan  CBCT. Jurnal  RadioIogi  Dentomaksilofasial  Indonesia  2019;3(2):31 - 4. https:// doi.org/10.32793/jrdi.v3i2.487
Keratocyst odontogenic tumor (KCOT)
merupakan  lesi  jinak  pada  regio  maksila  dan mandibular yang berasal dari sisa dental lamina dan proliferasi  sel  dari  basal  layer  epitel  rongga  mulut pada  mandibular  dan  maksila. 1 Istilah odontogenic keratocyst pertama  kali  diperkenalkan  oleh Philipsen  pada  tahun  1956,  sedangkan  pada  tahun 1963,  Pinnborg  dan  Hansen  menemukan  adanya gambaran  yang  merupakan  ciri  khas  KCOT. 2 Prevalensi  KCOT  sekitar  22,65%  dari  seluruh odontogenik  tumor  dan  lebih  sering  terjadi  pada pria  sekitar  55,17%  dan  sisanya  terjadi  pada wanita. 3 Pada  penelitian  retrospektif  KCOT,  sekitar 70,5% KCOT terjadi pada mandibular, 16,4% terjadi pada  maksila,  dan  13,1%  terjadi  pada  keduanya. 4 KCOT  dapat  terjadi  pada  berbagai  tahapan  usia, bervariasi    mulai  dekade  pertama  sampai  ke Sembilan.  Puncak  insidensi  KCOT  terjadi  pada dekade kedua dan ketiga. 5 Pada  tahun  2005,  WHO  melakukan  klasifikasi ulang  terhadap  KCOT,  dan  menggolongkan  KCOT sebagai tumor jinak, karena KCOT menunjukkan ciri khas  sebagai  kista  dan  neoplasma  jinak. 1,6,7 KCOT merupakan  tumor  yang  unik  bila  dibandingkan dengan  kista  odontogen  lainnya,  karena  memiliki ciri khas mikroskopik pathognomonic , memiliki sifat destruktif,  dan  invasif,  serta  memiliki  tingkat rekurensi  yang  tinggi  (25% - 62,5%). 1,2,8 KCOT seringkali  mengalami  rekurensi  setelah  terapi
karena KCOT memiliki dinding yang tipis dan rapuh, sehingga  seringkali  sulit  melakukan  enuklasi  dari tulang  dalam  bentuk  utuh.  Selain  itu  pada  KCOT seringkali  dijumpai  adanya  kista  kecil  di  dalam dinding fibrous - nya. 9
KCOT  tidak  memiliki  karakteristik  manifestasi klinis,  KCOT  dapat  terjadi  secara  simtomatis  atau asimtomatis.  KCOT  yang  asimtomatis  biasanya dideteksi  melalui  pemeriksaan  rutin  radiograf secara  tidak  sengaja.  Pada  kasus  KCOT  yag asimtomatis, pemeriksaan radiografi memiliki peran penting untuk menentukan diagnosis, karena KCOT memiliki karakteristik gambaran radiograf. Pemeriksaan radiografi yang dapat digunakan untuk pemeriksaan  KCOT  dapat  berupa  pemeriksaan radiograf  konvensional,  CT  scan,  dan  CBCT.    Pada perkembangan  akhir - akhir  ini,  CBCT  merupakan salah  satu  teknik  pencitraan  yang  cukup  popular untuk penentuan diagnosis dan rencana perawatan pada  penyakit - penyakit  oral  dan  maksilofasial. Beberapa  kelebihan  CBCT  yang  telah  diteliti  antara lain  akurasi  geometri  3D  bila  dibandingkan  dengan radiograf  konvensional.  Adanya  pandangan  sagital, koronal dan aksial pada gambaran hasil CBCT dapat menghindarkan  adanya  superimposisi  dengan struktur anatomi. Selain itu, CBCT memiliki resolusi spasial,  isotropik  struktur  tulang  yang  cukup  tinggi dengan  dosis  radiasi  yang  lebih  rendah  dan  biaya yang  lebih  rendah  dibandingkan  dengan CT -
* Correspondence to: Berty Pramatika ✉ berty.pram@gmail.com
Received on: June 2019 Revised on: July 2019 Accepted on: August 2019
1 Departemen  Radiologi  Kedokteran Gigi,  Fakultas  Kedokteran  Gigi,  Univer- sitas  Airlangga,  Surabaya,  Indonesia,
60132
2 Departemen  Radiologi  Kedokteran Gigi,  Fakultas  Kedokteran  Gigi,  Univer- sitas  Padjadjaran,  Bandung,  Indonesia,
40132
This work is licensed under a Creative Commons Attribution 4.0
scan . 10,11 Tujuan dari laporan kasus ini adalah untuk memaparkan  kasus  KCOT  maksila  pada  penderita wanita  berusia  20  tahun  berdasarkan  pemeriksaan radiografi CBCT.

## LAPORAN KASUS
Seorang  wanita  berusia  20  tahun  dengan keluhan  utama  pembengkakan  pada  bagian anterior  rahang  atas  sudah  sekitar  3  minggu  yang lalu.  Pada  pemeriksaan  ekstra  oral  pembengkakan terasa  keras.  Pada  pemeriksaan  intraoral  tidak  ada rasa sakit dan menunjukkan adanya ekspansi tulang kortikal  bukal  dengan “ egg - shell ” krepitasi  pada palpasi. Untuk memperoleh gambaran secara detail kemudian dilakukan pemeriksaan CBCT. Pada CBCT menunjukkan  gambaran  3D  pada  kedua  rahang (Gambar 1A). Pemeriksaan gambaran 3D menunjukkan  gambaran  kavitas  monolokuler  pada sisi  kanan  maksila.  Pada  potongan  coronal menunjukkan  adanya  lesi  radiolusen, well - defined , terkortikasi  pada  regio  12 - 14.  Lesi  meluas  ke  arah mesial - distal  sekitar  19,9  mm,  dan  kearah  superior inferior  sekitar  20,1  mm.  Batas  superior  dari  lesi bersinggungan  dengan  batas  inferior  konka  nasalis kanan  (Gambar  1B).  Pada  potongan  aksial  CBCT, menunjukkan  adanya  lesi  yang  meluas  secara anterior - posterior  berukuran  sekitar  18,3mm (Gambar  1C).  Pada  potongan  koronal  dan  sagittal (Gambar  1B  dan  2)  menunjukkan  adanya  ekspansi tulang  seperti  balon  yang  mengindikasikan  lesi kemungkinan  besar  merupakan  suatu  kista.  Pada
potongan  sagittal  lesi  menunjukkan  ekspansi kortikal  pada  vestibula  maksila  dan  menunjukkan terdapat lobus kecil terletak di bagian inferior lobus besar lesi (Gambar 2). Lesi menyebabkan terjadinya displacement gigi  12  ke  arah  distal - palatal.  Tidak dijumpai adanya resorpsi akar gigi yang berdekatan dengan lesi.

## DISKUSI
KCOT  merupakan  tumor  yang  berasal  dari dental  lamina  yang  merupakan  struktur  embrionik yang  pada  kondisi  normal  akan  berdiferensiasi menjadi  benih  gigi  dan  enamel  selama  proses odontogenesis. Patogenesis
KCOT tidak berhubungan dengan stimuli keradangan. Beberapa penelitian melaporkan terjadinya KCOT
berhubungan  dengan  adanya  perubahan  pada  gen suppressor  tumor  pada  kromosom  2q22.3 - q31.36. 12,13,14 Gen  suppresor  tumor  yang  terlibat dalam  perkembangan  KCOT  p16,  p53,  PTCH,  dan MCC. 14 Patogenesis  KCOT  melibatkan “ 2 - hit mechanism ” yang berhubungan  dengan kehilangan alel  pada  2q22. “ 2 - hit  mechanism ” merupakan suatu  proses  aktivasi  tumor  suppressor  gen. Inaktivasi  tumor  suppressor  gen  seperti  p16,  p53, dan PCTH akan menyebabkan hambatan terjadinya apoptosis  yang  memicu  perkembangan  KCOT. 12,13 Selain faktor genetik, berbagai penelitian menyatakan  bahwa  adanya  disregulasi  siklus  sel dan  proliferasi  sel  juga  berperan  pada  patogenesis KCOT. Karena adanya kondisi ini KCOT
Gambar 1. Hasil pemeriksaan CBCT 3D, (A) Gambaran 3D menunjukkan adanya lesi yang cukup luas di anterior maksila kanan  dan  dicurigai  juga  terdapat  pada  sisi  kiri,  (B)  Potongan  koronal  menunjukkan  lesi  yang  cukup  luas  dan  telah meresorpsi permukaan bukal dari maksila anterior, dimana terlihat lesi radiolusen well - defined terkortikasi meluas dari regio 11 - 14 dengan batas superior lesi bersinggungan dengan inferior konka nasalis, (C) Potongan aksial menunjukkan tepi lesi berbentuk scalloped dengan ukuran maksimal sekitar 16 x 18 mm
A B C
menunjukkan  adanya  peningkatan  proliferasi  sel yang  mengakibatkan  pertumbuhan  agresif  dari KCOT.  Protein  yang  terlibat  pada  proses  proliferasi sel  adalah  PCNA  dan  Ki - 67.  Beberapa  penelitian menunjukkan  over - ekspresi  PCNA  dan  Ki - 67  pada KCOT  dibandingkan  jenis  odontogenik  kista lainnya. 13
Pada  beberapa  penelitian  melaporkan  bahwa terjadinya  pembengkakan  dan  nyeri  lebih  sering terjadi  pada  populasi  Asia  Timur,  sedangkan  KCOT ditemukan  secara  tidak  sengaja  lebih  sering  pada populasi Amerika Latin. 15 Pada beberapa penelitian melaporkan bahwa sekitar 37,2% pasien
menunjukkan  gejala  dan  62,8%  ditemukan asimtomatis  dan  ditemukan  secara  tidak  sengaja. 16
Pada kasus ini  KCOT menunjukkan gejala klinis yang tidak  biasa  seperti  adanya  ekspansi  kortikal  bukal walaupun dengan ukuran yang kecil.
KCOT  seringkali  terjadi  rekuren  setelah enukleasi,  terutama  setelah  5  tahun  post  terapi. Beberapa penelitian menyatakan bahwa terdapat 3 mekanisme  yang  bertanggungjawab  terhadap terjadinya  rekurensi,  yaitu  adanya  sisa  dental lamina  pada  rahang  yang  tidak  berhubungan dengan  KCOT  awal,  pengambilan  lesi  yang  tidak lengkap  tepi  kista  dan  adanya  perforasi  kortikal dengan  perlekatan  pada  jaringan  lunak  yang berdekatan,  dan  adanya  sisa  sel  dental  lamina  dan kista  satelit  yang  tertinggal  setelah  enukleasi. 5 Keputusan  perawatan  berdasarkan  pada  usia  dan kesehatan  pasien,  ukuran  dan  lokasi  lesi, keterlibatan  tulang  kortikal,  dan  keterlibatan struktur  anatomi  yang  berdekatan  dengan  lesi. Untuk  menghindari  terjadinya  rekurensi  maka diperlukan  pemeriksaan  radiografi  untuk  melihat perluasan lesi.
Pemeriksaan radiografi penting untuk menentukan diagnosis KCOT dan rencana perawatan.  Pada  kasus  ini  kami  memilih  CBCT sebagai  pemerikaan  radiografi.  CBCT  merupakan salah  satu  modalitas  yang  data  digunakan  untuk evaluasi  kista  dan  tumor  jinak.  CBCT  dapat menyediakan  informasi  ukuran  asli  denganmulti - planar cross - sectional dan  rekonstruksi  3D  yang berdasarkan pada pemindaian tunggal dan struktur internal lesi patologis dapat diinvestigasi menggunakan  dosis  yang  rendah. 17 Potongan multiplanar  (potongan  aksial,  koronal,  dan  sagittal)
diperlukan  ketika  kista  atau  tumor  berlokasi  pada jaringan  yang  dalam.  CBCT  juga  berguna  untuk follow  up post - operasi  lesi  yang  memiliki  angka rekurensi  tinggi,  karena  CBCT  dapat  memberikan akurasi  dalam  pengukuran,  tidak  menyebabkan distorsi  gambar,  dan  akurasi  tepi  lesi. 17,18 Pada kasus  ini,  CBCT  menunjukkan  ekspansi  dan penipisan  tulang  kortikal  bukal,  dan  menunjukkan adanya penipisan kavitas nasal. Hal ini berkontribusi pada  pemilihan  perawatan  pada  KCOT.  Selain    itu, risiko  cedera  pada  struktur  anatomi  yang berdekatan,  seperti  gigi,  kavitas  nasal,  dan  fraktur maksila  dapat  diidentifikasi  dengan  pemeriksaan CBCT.
KCOT  memiliki  karakteristik  radiografi  seperti gambaran  lesi  radiolusen  yang  terkortikasi  dan memiliki tepi scalloped , ekspansi minimal, ekspansi biasanya terjadi ke arah medial dan berkembang di sepanjang  aspek  internal  tulang  maksila  dan mandibular.  Pada  umumnya,  lesi  menyebabkan displacement gigi  yang  berdekatan,  resorpsi  akar gigi  yang  berdekatan,  dan  ekstrusi  pada  gigi  yang berdekatan.  Beberapa  KCOT  muncul  sebagai multiple kista atau kista bilateral, yang biasa terjadi pada basal  cell  nevus  syndrome. Karakteristik radiograf ini terlihat pada kasus di atas. Pada kasus di  atas,  lesi  ini  menyebabkan displacement gigi  12, tapi  tidak  menyebabkan  resorpsi  akar  gigi  yang berdekatan.
Beberapa  KCOT  berhubungan  dengan  gigi  yang tidak  erupsi (25% - 40% kasus). Pada saat berhubungan  dengan  gigi  yang  tidak  erupsi,  KCOT kurang  dapat  dibedakan  dengan  kista  dentigerus. Lesi  kista  dapat  didiagnosa  sebagai    KCOT  apabila outline kista berhubungan dengan gigi pada bagian apical terhadap cemento - enamel junction dan tidak terdapat  plat  ekspansi  kortikal,  sedangkan  lesi dapat  didiagnosa  sebagai  kista  dentigerus  apabila outline kista  berhubungan  pada cemento - enamel junction dan  meluas  mengelilingi  bagian  mahkota. Namun  pada  kasus  ini,  tidak  terlihat  adanya keterlibatan KCOT dengan gigi yang tidak erupsi.
Differential  diagnosis KCOT  lainnya  adalah ameloblastoma. Pada umumnya KCOT berkembang di sepanjang internal tulang tanpa adanya ekspansi atau  minimal  ekspansi  tulang,  sedangkan  pada ameloblastoma  memiliki  karakteristik  adanya ekspansi tulang. Ameloblastoma seringkali memiliki

## LAPORAN KASUS
Gambar 2. Potongan sagittal pada gambaran CBCT 3D menunjukkan (A) adanya ekspansi kortikal pada daerah vestibula maksila, (B) pada slice yang berbeda menunjukkan adanya septa pada lesi yang membentuk lobus inferior
A
B
komponen  internal  kistik,  septa - septa  ini  akan membentuk suatu gambaran honeycomb (beberapa kompartemen  kecil)  atau  gambaran soap  bubble
(kompartemen besar dengan ukuran yang bervariasi).

## SIMPULAN
KCOT  merupakan  suatu  lesi  yang  memberikan gambaran kista dan neoplasma jinak. KCOT memiliki potensial  yang  cukup  besar  untuk  rekuren,  oleh karena  itu  diperlukan  pemeriksaan  radiografi  CBCT untuk  penentuan  diagnosis  KCOT  dan  rencana terapi bedah yang tepat. Hal ini karena CBCT dapat menyediakan  informasi  yang  detail  untuk  evaluasi tepi lesi dan hubungan lesi dengan struktur anatomi yang berdekatan.

## DAFTAR PUSTAKA
1. Freitas  DA,  Daniela  AV,  Alisson  LDS,  Vinícius  AF.  Maxillary odontogenic  keratocyst:  a  clinical  case  report.  RGO,  Rev Gaúch Odontol, Porto Alegre. 2015 v.63 (4)
2. Chkoura  A,  Chbiheb  S,  El  wady,  W.  Keratocyst  odontogenic Tumor:  a  case  report  and  review  of  the  literature.  The Internet Journal of Dental science.2008. Vol 6 (2).
3. Ramachandra, S. Poosaria CS, Srinivas P, Krrba KK, Gontu SR, Kantheti LP, Baddam VRR. Prevalence of odontogenic cyst and tumors : a retrospective clinic pathological study of 204 cases.
SRM Journal of Research in  dental science. 2014.vol  5.p:170 -
173.
4. González - Alva  P,  Tanaka  A,  Oku  Y,  Yoshizawa  D,  Itoh  S, Sakashita  H,  Ide  F,  Tajima  Y,  Kusama  K.  Keratocystic odontogenic tumor: a retrospective study of 183 cases. J Oral
Sci. 2008, 50(2):205 - 12.
5. Suma  NK,  Pinky  C,  Venkatesh  BNS,  Jha  S.  Odontogenic keratocyst  of  maxillary  premolar  region:  case  report.  IJSS casereport & review. 2015. Vol 1 (9).
6. Kargahia N, Kalantari M. Non - Syndromic Multiple
Odontogenic Keratocyst: A Case Report. J Dent (Shiraz). 2013. Vol 14(3): 151 – 154. 7. Rabelo GD, Guimaries H, Jose HM, Silva CJ, Sergio VC, Adriano ML,Antonio  FDJ.  Non - syndromic  Keratocyst  Odontogenic Tumor  Involving  the  Maxillary  Sinus;  case  Report. International  archives  of  otorhinolaryngology.  2010.  Vol  14 (2).
8. Jardim, ECG, Rossi  AC. Faverani LP, Ferreira G R, Ferreira M B, Vicentes  LM,  Junior  IGR.  Odontogenic  keratocyst  tumor: report of  two cases. Int. J. Odontostomat. 2013. Vol 7(1):33 - 38
9. Kalaskar  RR,  Kalaskar  AR,  Chetan  AP,  Suvarna  K  G. Keratocystic  odontogenic  tumor  invading  the  left  maxilla:  A rare  case  report.  SRM  Journal  of  research  Dental  Science.
2013. Vol (4) 3: 132 - 134
10. Banik  S  ,  Samir  B  ,  Shaikh  MH  ,  Sadat  SMA  ,  Mallick  PC. Keratocystic odontogenic tumor and its radiological diagnosis by 3 dimensional Cone Beam Computed Tomography (CBCT). Update Dent. Coll. J. 2011. Vol 1(1): 10 - 13
11. Berberoğlu  HK,  Sırmahan  Ç,  Amila  B,  Banu  GK,  Barış  AA, Cengizhan  K.  Three - dimensıonal  cone - beam  computed tomography  for  diagnosıs  of  keratocystic  odontogenic tumours;  Evaluation  of  four  cases.  Med  Oral  Patol  Oral  Cir Bucal. 2012. Vol 17(6): 1000 – 1005.
12. Madras  J,  Lapointe  H.  Keratocystic  Odontogenic  Tumour: Reclassification  of  the  Odontogenic  Keratocyst    from  Cyst  to Tumour. JCDA • www.cda - adc.ca/jcda. 2008. Vol. 74 (2)
13. Andrić M, Brković B, Jurišić V, Jurišić M, Milašin J. Keratocystic Odontogenic  Tumors  – Clinical  and  Molecular  Features.  A Textbook of Advanced Oral and Maxillofacial Surgery. 2013.
14. Agaram  NP,  Collins  BM,  Barnes  L,  Lomago  D,  Aldeeb  D, Swalsky  P,  Finkelstein  S,  Hunt  JL.  Molecular  Analysis  to Demonstrate  That  Odontogenic  Keratocysts  Are  Neoplastic. Arch Pathol Lab Med. 2004. Vol 128
15. Sumer  AP,  Sumer  M,  Celenk  P,  Danaci  M,  Gunhan  O. Keratocystic  odontogenic  tumor:  case  report  with  CT  and ultrasonography  findings.  Imaging  Sci  Dent.  2012.  Vol  42(1): 61 – 64.
16. Boffano P, Ruga E, Gallesio C. Keratocystic odontogenic tumor (odontogenic keratocyst): preliminary retrospective review of epidemiologic, clinical, and radiologic features of 261 lesions from  University  of  Turin.  J  Oral  Maxillofac  Surg.  2010.  Vol 68:2994 – 2999.
17. Prabhusankar  K,  Yuvaraj  A,  Prakash  CA,  Parthiban  J,  Praveen B.  CBCT  Cyst  Leasions  Diagnosis  Imaging  Mandible  Maxilla.  J Clin Diagn Res. 2014. Vol 8(4): ZD03–ZD05.
18. Macdonald - Jankowski DS. Focal cemento - osseous dysplasia: a systematic review. Dentomaxillofac Radiol. 2008. Vol 37:350 –