jeanflop/post_ocr_correction2 huggingface dataset:
and a review of the literature, the authors describe clinical features of these diseases and analyze various etiological hypotheses including infectious (mycosis, mycobacteria), traumatic (plants), vascular (andysplasia), neurological (polyneuritis), and genetic (keratodermia) mechanisms. KEY WORDS. Pseudoainhum Ainhum Dactylolysis spontanea. Fax : +33 (0) 4 91 61 75 04. e-mail: MorandJJ@aol.com. * Article reçu le 27 février 2007. définitivement accepté le 15 février 2007. Figure 2 Aïnhum. Figure 3 Pseudo-Aïnhum d'une kératodennie congénitale. Observation 2 Un homme de 50 ans, alcoolique chronique, est hospitalisé dans un état de grande misère physique et morale, pour l'aggravation d'un ulcère malodoreux interne gauche d'origine veineuse post-phlébitique ainsi que pour l'apparition subaiguë d'une ulcération circonférentielle indolore du quatrième orteil droit (Fig. 4). Les prélèvements bactériologiques et la radiographie osseuse sont sans anomalie. Il existe une ataxie, une hypopallesthésie et une abolition des réflexes ostéotendineux dans le cadre d'une neuropathie sensitive-motrice sévère de type axono-myélinique à l'électromyogramme. L'évolution est favorable après soins locaux, supplémentation vitaminique et arrêt de l'alcool. figure 4 Pseudo-Aïnhum d'une neuropathie alcoolique. Figure 5 Pseudo-Aïnhum d'une neuropathie carentielle. Observation 3 Un homme de 44 ans est découvert par les pompiers, enfermé chez lui depuis plusieurs mois, dans un état cachectique et dans des conditions d'hygiène déplorable. Il présente des ulcérations circonférentielles des premier et troisième orteils gauches, indolores, relativement propres car « nettoyées » par des asticots (probablement des larves de lucilia) !. (Fig. 5,6) Il existe une lyse osseuse des premières phalanges (Fig. 7). On note une diminution de la sensibilité à tous les modes en distalité avec, à l'électromyogramme, confirmation d'une neuropathie modérée à prédominance sensible. L'évolution est satisfaisante après le même traitement que précédemment, avec cependant un risque de nécrose de l'orteil en raison de la possibilité d'une torsion du pédicule vasculaire sur son axe (Fig. 8). Figure 6 Pseudo-Aïnhum d'une neuropathie carentielle. Figure 7 Lyse osseuse des premières phalanges. Figure 8 Risque de nécrose par torsion du pédicule vasculaire sur son axe. Figure 10 Pseudo-Aïnhum par enroulement des cheveux autour des doigts dans le cadre d'une psychose. Figure 9 Pseudo-Aïnhum d'une neuropathie alcoolique avec artériopathie. Observation 4 Un homme
conditions d'hygiène déplorable. Il présente des ulcérations circonférentielles des premier et troisième orteils gauches, indolores, relativement propres car « nettoyées » par des asticots (probablement des larves de lucilia) !. (Fig. 5,6) Il existe une lyse osseuse des premières phalanges (Fig. 7). On note une diminution de la sensibilité à tous les modes en distalité avec, à l'électromyogramme, confirmation d'une neuropathie modérée à prédominance sensible. L'évolution est satisfaisante après le même traitement que précédemment, avec cependant un risque de nécrose de l'orteil en raison de la possibilité d'une torsion du pédicule vasculaire sur son axe (Fig. 8). Figure 6 Pseudo-Aïnhum d'une neuropathie carentielle. Figure 7 Lyse osseuse des premières phalanges. Figure 8 Risque de nécrose par torsion du pédicule vasculaire sur son axe. Figure 10 Pseudo-Aïnhum par enroulement des cheveux autour des doigts dans le cadre d'une psychose. Figure 9 Pseudo-Aïnhum d'une neuropathie alcoolique avec artériopathie. Observation 4 Un homme d'une soixantaine d'années, éthylo-tabagique, est hospitalisé pour une ulcération de l'avant-pied droit, indolore et surinfectée. Il existe une artériopathie modérée et une neuropathie distale à prédominance sensible. On note une constriction de la base du premier orteil (Fig. 9) sans lésion osseuse sous-jacente. L'évolution est favorable après soins locaux et sevrage. Observation 5 Une femme de 50 ans, psychotique non traitée, est découverte par les pompiers au domicile de sa mère, décédée depuis quelques jours. Elle est en position foetale avec un flexum irréductible et les trois premiers doigts de la main droite sont étranglés par des cheveux enroulés et souillés de fécès (Fig. 10). L'examen neurologique clinique est difficilement interprétable mais il existe une sensibilité thermo-algique. L'évolution est relativement favorable après soins locaux (Fig. 11 ) et traitement neuroleptique. .,.,.������������������������������������� COMMENTAIRES o.,.,. Le pseudo-Aïnhum (PA) se caractérise par une ulcération circonférentielle d'un ou plusieurs orteils et/ou doigts, le plus souvent indolore, pouvant aboutir à leur amputation. Il survient à tout âge, sans distinction raciale, au cours de pathologies comportant une neuropathie périphérique évoluée et/ou un trouble de vascularisation des extrémités (13, 17). Figure 12 Pseudo-Aïnhum lors d'un syndrome de Vohwinkel. L'alcoolisme (18), le diabète apparaissent être les étiologies principales
sevrage. Observation 5 Une femme de 50 ans, psychotique non traitée, est découverte par les pompiers au domicile de sa mère, décédée depuis quelques jours. Elle est en position foetale avec un flexum irréductible et les trois premiers doigts de la main droite sont étranglés par des cheveux enroulés et souillés de fécès (Fig. 10). L'examen neurologique clinique est difficilement interprétable mais il existe une sensibilité thermo-algique. L'évolution est relativement favorable après soins locaux (Fig. 11 ) et traitement neuroleptique. .,.,.������������������������������������� COMMENTAIRES o.,.,. Le pseudo-Aïnhum (PA) se caractérise par une ulcération circonférentielle d'un ou plusieurs orteils et/ou doigts, le plus souvent indolore, pouvant aboutir à leur amputation. Il survient à tout âge, sans distinction raciale, au cours de pathologies comportant une neuropathie périphérique évoluée et/ou un trouble de vascularisation des extrémités (13, 17). Figure 12 Pseudo-Aïnhum lors d'un syndrome de Vohwinkel. L'alcoolisme (18), le diabète apparaissent être les étiologies principales dans nos contrées et, à la lumière de nos observations, le PA constitue un véritable marqueur de neuropathie, comme dans le cadre de l'acropathie ulcéro-mutilante de Bureau et Barrière (19, 20), au même titre que le mal perforant diabétique. La syringomyélie ou la protoporphyrie érythropoïétique (21 ) demeurent des étiologies exceptionnelles mais leur gravité impose un dépistage précoce. La lèpre est rarement décrite, ce qui est d'autant plus paradoxal que les séries les plus importantes d'Aïnhum ont été rapportées par des léprologues en zone d'endémie, ces derniers précisant néanmoins que la plupart des malades étaient exempts d'affection mycobactérienne (4, 22, 23). Outre le diabète compliquée d'angiopathie et d'ostéodystrophie, les maladies de système à tropisme vasculaire et articulaire, telles la sclérodermie systémique (24) ou localisée en bandes ou bien annulaire (25, 26), la polyarthrite rhumatoïde (27) et le lupus (28), peuvent être pourvoyeuses de PA. On le décrit surtout au cours de kératodermie congénitale notamment lors de syndrome de Vohwinkel (Fig. 12) ou keratosis hereditaria mutilans ou encore kératodermie mutilante aïnhumoïde (29, 30, 31 ). On l'observe aussi dans le syndrome d'Olmsted (hyperkératose verrucoïde péri-orificielle et palmo-plantaire aïnhumoïde), la maladie de Meleda (keratosis palmoplantaris transgrediens et progrediens) avec volontiers une atteinte
exceptionnelles mais leur gravité impose un dépistage précoce. La lèpre est rarement décrite, ce qui est d'autant plus paradoxal que les séries les plus importantes d'Aïnhum ont été rapportées par des léprologues en zone d'endémie, ces derniers précisant néanmoins que la plupart des malades étaient exempts d'affection mycobactérienne (4, 22, 23). Outre le diabète compliquée d'angiopathie et d'ostéodystrophie, les maladies de système à tropisme vasculaire et articulaire, telles la sclérodermie systémique (24) ou localisée en bandes ou bien annulaire (25, 26), la polyarthrite rhumatoïde (27) et le lupus (28), peuvent être pourvoyeuses de PA. On le décrit surtout au cours de kératodermie congénitale notamment lors de syndrome de Vohwinkel (Fig. 12) ou keratosis hereditaria mutilans ou encore kératodermie mutilante aïnhumoïde (29, 30, 31 ). On l'observe aussi dans le syndrome d'Olmsted (hyperkératose verrucoïde péri-orificielle et palmo-plantaire aïnhumoïde), la maladie de Meleda (keratosis palmoplantaris transgrediens et progrediens) avec volontiers une atteinte du ou des 5e doigts (32, 33), et plus exceptionnellement les kératodermies d'Unna-Thost, de Brauer-Buschke-Fischer (34), l'érythrokératodermie progressive et symétrique et l'acrokératose poïkilodermique bulleuse héréditaire de Weary-Kindler (35). Le PA est rapporté plus rarement dans les anomalies de la kératinisation comme le pityriasis rubra pilaris (36), la kératose pilaris (37), le psoriasis (38), la porokératose de Mibelli (39), la kératose lichéniforme striée (40). On décrit aussi des PA lors de dysplasie ectodermique hidrotique (maladie de Clouston) (41), lors d'angiodysplasie dans le cadre d'une hyperkératose focale acrale (42) ainsi que sur des doigts et orteils surnuméraires avec hyperkératose palmoplantaire (43). De même on peut observer, lors de lymphoède chronique, une ébauche de PA, à la fois par infiltration compressive de part et d'autre des sillons interphalangiens et par hyperkératose avec papillomatose, aboutissant à terme à l'éléphantiasis (Fig. 13). Chez le petit enfant, le psychotique, le dément ou lors de grande misère lorsque l'hygiène est négligée (44), on peut observer des PA par enroulement de fibres de tissus, de cheveux (plica neuropathica) (45) ou pose prolongée d'un élastique autour d'un orteil. Le syndrome des brides amniotiques en constitue un diagnostic différentiel chez le nouveau-né (46, 47). On a même observé lors de
le psoriasis (38), la porokératose de Mibelli (39), la kératose lichéniforme striée (40). On décrit aussi des PA lors de dysplasie ectodermique hidrotique (maladie de Clouston) (41), lors d'angiodysplasie dans le cadre d'une hyperkératose focale acrale (42) ainsi que sur des doigts et orteils surnuméraires avec hyperkératose palmoplantaire (43). De même on peut observer, lors de lymphoède chronique, une ébauche de PA, à la fois par infiltration compressive de part et d'autre des sillons interphalangiens et par hyperkératose avec papillomatose, aboutissant à terme à l'éléphantiasis (Fig. 13). Chez le petit enfant, le psychotique, le dément ou lors de grande misère lorsque l'hygiène est négligée (44), on peut observer des PA par enroulement de fibres de tissus, de cheveux (plica neuropathica) (45) ou pose prolongée d'un élastique autour d'un orteil. Le syndrome des brides amniotiques en constitue un diagnostic différentiel chez le nouveau-né (46, 47). On a même observé lors de pathomimie, un pseudo-Aïnhum du mamelon (48). Le fait que la constriction fibreuse de l'Aïnhum siège bilatéralement au cinquième orteil, parfois au quatrième orteil, a fait évoquer pour certains le rôle de dermatophytes par analogie à la fissuration interdigitale fongique volontiers située entre les derniers orteils (49); les cultures mycologiques sont parfois positives (50). Le caractère très progressif de la striction cutanée et de la lyse osseuse, de douleur. Figure 13 Ebauche de pseudo-Aïnhum lors de lymphœdème. variable (51), aboutissant à l'amputation spontanée, la géographie tropicale de l'affection ont fait également suspecter des mycobactéries atypiques, la lèpre ou les tréponématoses endémiques (pian) ou bien des facteurs microtraumatiques répétés passant inaperçus (poussières de silice, plantes,.). Ainsi, on observe en histologie des granulomes parfois centrés sur des débris végétaux (52). Pour d'autres auteurs, cette constriction fibreuse ressemble à une réaction chéloïdienne (53) justifiant une corticothérapie locale (54). Les auteurs italiens (55) font l'hypothèse d'une inflammation de l'hypoderme et des auteurs russes (56) concluent, à partir d'une étude anatomo-clinique sur douze observations, que le processus physiopathogénique est d'ordre vasculaire. En fait, il est probable que l'Aïnhum tropical diffère peu du PA et qu'il résulte également de la conjonction d'une prédisposition génétique ou acquise (kératodermie,
parfois positives (50). Le caractère très progressif de la striction cutanée et de la lyse osseuse, de douleur. Figure 13 Ebauche de pseudo-Aïnhum lors de lymphœdème. variable (51), aboutissant à l'amputation spontanée, la géographie tropicale de l'affection ont fait également suspecter des mycobactéries atypiques, la lèpre ou les tréponématoses endémiques (pian) ou bien des facteurs microtraumatiques répétés passant inaperçus (poussières de silice, plantes,.). Ainsi, on observe en histologie des granulomes parfois centrés sur des débris végétaux (52). Pour d'autres auteurs, cette constriction fibreuse ressemble à une réaction chéloïdienne (53) justifiant une corticothérapie locale (54). Les auteurs italiens (55) font l'hypothèse d'une inflammation de l'hypoderme et des auteurs russes (56) concluent, à partir d'une étude anatomo-clinique sur douze observations, que le processus physiopathogénique est d'ordre vasculaire. En fait, il est probable que l'Aïnhum tropical diffère peu du PA et qu'il résulte également de la conjonction d'une prédisposition génétique ou acquise (kératodermie, neuropathie, angiodysplasie .) et d'un facteur traumatique, infectieux et/ou toxique (57, 58). Sur le plan thérapeutique, il paraît évident qu'il faut intervenir bien avant la destruction osseuse et la pédiculisation de l'extrémité qui risque alors la nécrose à la moindre torsion. La prévention est la même que celle du mal perforant diabétique avec l'interdiction de marcher pieds nus et la nécessité d'une hygiène parfaite. Au stade constrictif, certains proposent une incision suivie de plastie en Z, accompagnée d'une éventuelle sympathectomie lombaire pour prévenir un vasospasme (53, 59). Lorsque l'Aïnhum ou le PA sont trop évolués, l'amputation réglée est préférable à l'évolution nécrotique spontanée lorsque les conditions d'hygiène sont insuffisantes (60, 61). En conclusion, après analyse de ces observations et lecture de la littérature, la similarité de certaines observations d'Aïnhum et de PA est grande (18, 62) et il existe donc, très certainement, des étiologies multiples qui aboutissent au même résultat, l'amputation spontanée d'une extrémité a REFERENCES 1 DASILVA LIMA JF Estudo sobre o Ainhum. Gazeta Medica da Bahia 1867; 1: 146-151. 2 BASSET D Une amputation spontanée. Med Trop 1999; 59 : 19. 3 BEDRI A Ainhum. Ethiop Med J 1983; 21 : 135. 4 BROWNE SG Ainhum. Int J
perforant diabétique avec l'interdiction de marcher pieds nus et la nécessité d'une hygiène parfaite. Au stade constrictif, certains proposent une incision suivie de plastie en Z, accompagnée d'une éventuelle sympathectomie lombaire pour prévenir un vasospasme (53, 59). Lorsque l'Aïnhum ou le PA sont trop évolués, l'amputation réglée est préférable à l'évolution nécrotique spontanée lorsque les conditions d'hygiène sont insuffisantes (60, 61). En conclusion, après analyse de ces observations et lecture de la littérature, la similarité de certaines observations d'Aïnhum et de PA est grande (18, 62) et il existe donc, très certainement, des étiologies multiples qui aboutissent au même résultat, l'amputation spontanée d'une extrémité a REFERENCES 1 DASILVA LIMA JF Estudo sobre o Ainhum. Gazeta Medica da Bahia 1867; 1: 146-151. 2 BASSET D Une amputation spontanée. Med Trop 1999; 59 : 19. 3 BEDRI A Ainhum. Ethiop Med J 1983; 21 : 135. 4 BROWNE SG Ainhum. Int J Dermatol 1976; 15 : 348-350. 5 FOLLOGLY JG Classical ainhum in a Zulu albino. Cent Afr J Med 1977; 23: 253-254. 6 TUNSTALL M An investigation into the prevalence and geographical distribution of Ainhum in the Tsolo district of the Transkei. S Afr Med J 1974; 48 : 2409-2411. 7 VAN ZYL ML, VAN STADEN DA Ainhum. S Afr Med J 1984; 66 : 107-108. 8 FETTERMAN LE, HARDY R, LEHRER H The clinico-roentgenologic features of Ainhum. Am J Roentgenol Radium Ther Nucl Med 1967; 100: 512-522. 9 BAERG RH Ainhum (dactylolysis spontanea) : a review of the literature and a report of two cases. J Am Podiatry Assoc 1971 ; 61: 44-54. 10 GENAKOS JJ, COCORES JA, TERRIS A Ainhum (dactylolysis spontanea). Report of a bilateral case and literature review. J Am Podiatr Assoc 1986; 76: 676-680. 11 GREENE JT, FINCHER RM Case report: ainhum (spontaneous dactylolysis) in a 65-year-old American black man. Am J Med Sci 1992; 303 : 118-20. 12 GROSSMAN J, HARRISON HD Ainhum (dactylolysis spontanea). NY State J Med 1968; 68: 1741-1744. 13 JEANMOUGIN M, BERTAIL MA Aïnhum et pseudo-Aïnhum. Prat Med 1983; 31: 35-37. 14 ORLANDO CA, ROTH A, STERN AR Ainhum (dactylosis spontanea)
VAN ZYL ML, VAN STADEN DA Ainhum. S Afr Med J 1984; 66 : 107-108. 8 FETTERMAN LE, HARDY R, LEHRER H The clinico-roentgenologic features of Ainhum. Am J Roentgenol Radium Ther Nucl Med 1967; 100: 512-522. 9 BAERG RH Ainhum (dactylolysis spontanea) : a review of the literature and a report of two cases. J Am Podiatry Assoc 1971 ; 61: 44-54. 10 GENAKOS JJ, COCORES JA, TERRIS A Ainhum (dactylolysis spontanea). Report of a bilateral case and literature review. J Am Podiatr Assoc 1986; 76: 676-680. 11 GREENE JT, FINCHER RM Case report: ainhum (spontaneous dactylolysis) in a 65-year-old American black man. Am J Med Sci 1992; 303 : 118-20. 12 GROSSMAN J, HARRISON HD Ainhum (dactylolysis spontanea). NY State J Med 1968; 68: 1741-1744. 13 JEANMOUGIN M, BERTAIL MA Aïnhum et pseudo-Aïnhum. Prat Med 1983; 31: 35-37. 14 ORLANDO CA, ROTH A, STERN AR Ainhum (dactylosis spontanea) a literature review and case report. J Am Podiatry Assoc 1981 ; 71 :487-490. 15 PUCCI R Ainhum. Review. Arc h Ital Sci Med Trop Parasitol 1969 ; 50: 121-42. 16 STEIN G Ainhum. Z Haut Geschlechtser 1967; 42: 673-676. 17 GOOS M, HÜBNER K, ROGGENSACK HO, CHRISTOPHERS E The pseudo-Ainhum syndrome. Hautarzt 1977; 28 : 608-609. 18 KÔBERICH M Ainhum und Pseudo-Ainhum Syndrom. Eine Übersicht mit zwei Fallberichten. Z Hautkr 1980; 15 349-354. 19 DILHUYDY MS, MERCIE P, DOUTRE MS et Coll Acropathie ulcéromutilante de Bureau et Barrière. Rev Med Interne 1999 ; 20: 1126-1131. 20 VOGLINO A Acropatia ulcero-mutilante con Aïnhum. Minerva Dermatol 1967 ; 42 : 673. 21 CHRISTOPHER AP, GRATTAN CE, COWAN MA Pseudoainhum and erythropoietic protoporphyria. Br J Dermatol 1988; 118 : 113-116. 22 KRISHNAMOORTHY KV Ainhum a case report. Indian J Lepr 1985; 57 : 396-398. 23 USANDIVARAS RL, DE LOS RIOS EH, ALPEROVICH BA, LÔPEZ J Ainhum en un enfermo de lepra lepromatosa. Arch Argent Dermatol 1968; 18: 175-178. 24 WOLLINA U, GRAEFE T, OELZNER P et Coll Pseudoainhum of all fingers associated with Reynolds'syndrome and breast cancer: report of a case and review of the literature. J Am Acad Dermatol 2001 ;
pseudo-Ainhum syndrome. Hautarzt 1977; 28 : 608-609. 18 KÔBERICH M Ainhum und Pseudo-Ainhum Syndrom. Eine Übersicht mit zwei Fallberichten. Z Hautkr 1980; 15 349-354. 19 DILHUYDY MS, MERCIE P, DOUTRE MS et Coll Acropathie ulcéromutilante de Bureau et Barrière. Rev Med Interne 1999 ; 20: 1126-1131. 20 VOGLINO A Acropatia ulcero-mutilante con Aïnhum. Minerva Dermatol 1967 ; 42 : 673. 21 CHRISTOPHER AP, GRATTAN CE, COWAN MA Pseudoainhum and erythropoietic protoporphyria. Br J Dermatol 1988; 118 : 113-116. 22 KRISHNAMOORTHY KV Ainhum a case report. Indian J Lepr 1985; 57 : 396-398. 23 USANDIVARAS RL, DE LOS RIOS EH, ALPEROVICH BA, LÔPEZ J Ainhum en un enfermo de lepra lepromatosa. Arch Argent Dermatol 1968; 18: 175-178. 24 WOLLINA U, GRAEFE T, OELZNER P et Coll Pseudoainhum of all fingers associated with Reynolds'syndrome and breast cancer: report of a case and review of the literature. J Am Acad Dermatol 2001 ; 44: 381-384. 25 PARK BS, HYUN CHO K, YOUN JI, CHUNG JH Pseudoainhum associated with linear scleroderma. Arch Dermatol 1996; 132 : 1520-1521. 26 TAJIMA S, SUZUKI Y, INAZUMI T A case of atypical localized scleroderma presenting with pseudoainhum : treatment with tranilast, an anti-fibrotic agent. Acta Derm Venereol 1996 ; 76 : 162. 27 ARSOV D, KRIVINE JM, KAHN MF Une maladie peu connue : l'Aïnhum. Son association à une polyarthrite rhumatoïde. A propos de 2 cas. Rhumatologie 1970; 22 : 1-6. 28 SHARMA RC, SHARMA AK, SHARMA NL Pseudo-ainhum in discoid lupus erythematosus J Dermatol 1998 ; 25 275-6. 29 BELL M, HOEDE N, SCHOPF RE Pseudo-ainhum bei Morbus Vohwinkel. Keratoma palmoplantare mutilans. Hautarzt J 993; 44 : 738-741. 30 SCHAMROTH JM Mutilating keratoderma. Int J Dermatol 1986; 25 : 249-251. 31 SEKKAT A, BENHAYOUNE TS Un cas de kératodermie Aïnhumoïde mutilante. Ann Dermatol Venereol 1980; 107 : 447-449. 32 BERGMAN R, BITTERMAN-DEUTSCH 0, FARTASCH M et Coll Mal de Meleda keratoderma with pseudoainhum. Br J Dermatol 1993 ; 128: 207-212. 33 LESTRINGANT GG, HADI SM, QAYED Kl, BLAYNEY BJ Mal de Meleda: recessive transgressive palmoplantar keratoderma with three unusual facultative features. Dermatology 1992; 184 : 78-82. 34
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