Duchenne musküler distrofi'li hastalarda yürüyüş değerlendirme ölçeği ile yürüyüş kalite ve bağımsızlığı sınıflandırma skalası'nın geliştirilmesi ve geçerlilik ve güvenilirliğinin incelenmesi
Development of the gait assessment scale and gait quality and independence classification scale in patients with duchenne muscular dystrophy and investigation of the validity and reliability
Yazar: GÜLLÜ AYDIN YAĞCIOĞLU
Danışman: PROF. DR. ÖZNUR YILMAZ
Hacettepe Üniversitesi / Sağlık Bilimleri Enstitüsü / Temel Fizyoterapi Ve Rehablitasyon Ana Bilim Dalı / Fizik Tedavi ve Rehabilitasyon Bilim Dalı
Derece: Doktora, 2021
Konu: Fizyoterapi ve Rehabilitasyon = Physiotherapy and Rehabilitation
Dizin: Güvenilirlik ve geçerlilik = Reproducibility of results ; Kas distrofileri = Muscular dystrophies ; Nöromusküler hastalıklar = Neuromuscular diseases ; Sınıflandırma = Classification ; Yürüyüş = Gait ; Ölçek geliştirme = Scale development ; Ölçekler = Scales ; İnsan yürüyüşü = Human gait

Özet:
Çalışmanın amacı Duchenne Musküler Distrofi (DMD)'de Yürüyüş Değerlendirme Ölçeği (DMD-YDÖ) ve DMD'de Yürüyüş Kalite ve Bağımsızlığı Sınıflandırma Skalası'nın (DMD-YKBSS) geliştirilmesi ve geçerlilik ve güvenilirliğinin araştırılmasıydı. Ölçekler 2 turlu Delfi yöntemiyle geliştirildi. DMD-YDÖ ve DMD-YKBSS, sırasıyla 0.90 ve 0.96 Kapsam Geçerlilik İndeksi ile istatistiksel olarak anlamlıydı. Son hali belirlenen DMD-YDÖ'nün test-tekrar test ve değerlendiriciler arası güvenirliği ve ölçüt geçerliliği 56 hasta üzerinde (yaş=103,83±27,51 ay, BKİ=18,49±2,59 kg/m2) belirlendi. DMD-YDÖ'nün maddelerinin iç tutarlığı 0,94 Cronbach's Alpha katsayısı ile yüksek değerdeydi. Ölçek,  ≥ 0,90 Sınıf İçi Korelasyon Katsayısı ile mükemmel test-tekrar test ve değerlendiriciler arası güvenilirliğe sahipti. 
DMD-YDÖ'nün ölçüt geçerliliğinin belirlenmesinde DMD-YDÖ'nün total puanlaması ile DMD'de geçerli güvenilir olan MFM (D1, D2, D3 ve toplam), 6 Dakika Yürüme Testi (6DYT) ve GAITRite verileri ile ilişkileri analiz edildi. DMD-YDÖ ile MFM-D1 (r=0,80) ve MFM-toplam puanları (r=0,78) arasında pozitif yönde mükemmel, 6DYT ile pozitif yönde çok iyi (r=0,71), MFM-D2 (r=0,44) ve MFM-D3 (r=0,53) arasında ise pozitif yönde orta düzeyde korelasyon olduğu belirlendi (p<0,01). Ayırıca DMD-YDÖ ile GAITRite parametrelerinden yürüyüş hızı (r=0,50) ve adım uzunluğu (r=0,56) parametreleri arasında pozitif yönde orta düzeyde, destek yüzeyi ile negatif yönde çok iyi düzeyde (r=-0,70) ilişki olduğu belirlendi (p<0,01). DMD-YKBSS'nin test-tekrar test ve değerlendiriciler arası güvenilirliği ve ölçüt geçerliliği ise 69 hasta üzerinde belirlendi (yaş=108±31,58 ay; VKİ=18,88±2,64 kg/m2). Skalanın test tekrar test güvenirliğinin belirlenmesinde Ağırlıklı Kappa analizine göre Kappa değerinin yüksek test-tekrar test güvenirliği gösteren mükemmel bir uyuma sahip  olduğu belirlendi (K:0,92; p<0,01). Fleiss Kappa analizine göre, değerlendiriciler arasında, değerlendiriciler arası güvenilirliğin de yüksek olduğunu gösteren mükemmel bir uyum olduğu belirlendi (K:0,81; p<0,01). DMD-YKBSS'nin ölçüt geçerliliğinin belirlenmesinde ise DMD-YKBSS ile BAEFSS ile pozitif yönde mükemmel (r=0,82), MFM-D1 ve MFM toplam puanları arasında negatif yönde mükemmel (r=-0,85; r=-0,62; sırasıyla), MFM-D2 ve MFM-D3 arasında ise negatif yönde iyi düzeyde (r=-0,62; r=-0,69; sırasıyla) ilişki olduğu belirlendi (p<0,01). Bu sonuçlar, çalışmamız kapsamında DMD'ye özel geliştirilen DMD-YDÖ ve DMD-YKBSS'nin kapsam açısından yürüyüş kompansasyonlarını değerlendirebilecek ve kalite ve bağımsızlık açısından sınıflandırabilecek ve tekrarlı ölçümler için uygun ölçekler olduğu belirlendi. Ayrıca bu ölçeklerin uygulaması kolay ve düşük maliyetli olduğu ve hastalarda sıklıkla görülen yorgunluk semptomunu açığa çıkarmadan uygulanabileceği düşünülmektedir.

Abstract:
The aim of the study was to develop and investigate the validity and reliability of the Gait Assessment Scale in Duchenne Muscular Dystrophy (DMD) (DMD-GAS)  and the Gait Quality and Independence Classification Scale in DMD (DMD-GQICS). The scales were developed with the 2-round Delphi method. DMD-GAS and DMD-GQICS were statistically significant with a Content Validity Index of 0.90 and 0.96, respectively. Intra and inter-rater reliability and criterion validity of the final version of DMD-GAS were determined out of 56 patients (age=103.83±27.51 months, BMI=18.49±2.59 kg/m2). Internal consistency of the items of DMD-GAS was higher with Cronbach's Alpha coefficient of 0.94. The scale had excellent intra and inter-rater reliability with the Intraclass Correlation Coefficient of ≥ 0.90. The correlations between the total score of DMD-GAS and MFM (D1, D2, D3 and total), 6-Minute Walk Test (6MWT) and GAITRite data were analyzed. There was a positive excellent correlation between DMD-GAS and MFM-D1 (r=0.80) and MFM -total scores (r=0.78) while very strong, positive correlation with 6MWT (r=0.71; p<0.01). DMD-GAS was moderately correlated with MFM-D2 (r=0.44) and MFM-D3 (r=0.53) (p<0.01). There were positive, moderate correlations between DMD-GAS and walking speed (r=0.50) and stride length (r=0.56), and negative, very strong correlation with the support surface (r=-0.70; p<0.01). The intra and inter-rater reliability, and criterion validity of DMD-GQICS were also determined out of 69 patients (age=108±31.58 months; BMI= 18.88±2.64 kg/m2). According to Weighted Kappa analysis, a perfect agreement was determined between the assessments which indicate higher intra-rater reliability of the scale (K:0.92; p<0.01). According to the Fleiss Kappa analysis, an excellent agreement was determined between the raters which also indicate higher inter-rater reliability (K:0.81; p<0.01). The positive, excellent correlation was determined between DMD-GQICS and BLEFC (r=0.82), negative, excellent correlation with MFM-D1 and MFM total scores (r=-0.85; r=-0.62; respectively), and negative, strong correlations with MFM-D2 and MFM-D3 (r=-0.62; r=-0.69; respectively) which indicate the DMD-GQICS is a valid instrument (p<0.01). The results showed that DMD-GAS and DMD-GQICS, which are developed specific to DMD patients within the scope of this study, have the ability to evaluate gait compensations in terms of scope, and to classify the gait of patients in terms of quality and independence, and are consistent for repeated measurements. In addition, it is thought that these scales are easy and low-cost to apply and can be applied without revealing the fatigue symptom that is frequently seen in patients.