Volume 1 Nomor 2, Juli 2021

## Nocturnal Epilepsy dan Dislokasi Sendi Bahu Anterior Bilateral Berulang
Wardah Rahmatul Islamiyah *, Ersifa Fatimah**, Kurnia Kusumastuti** * Departemen Neurologi, Fakultas Kedokteran, Universitas Airlangga; RS Universitas Airlangga, Surabaya, Indonesia
**   Departemen Neurologi, Fakultas Kedokteran, Universitas Airlangga; RSUD Dr. Soetomo, Surabaya, Indonesia

## ABSTRAK
Pendahuluan: Penyandang epilepsi sering mengalami cedera pada saat serangan. Tipe bangkitan tonik dan kontraksi kuat dari anggota gerak pada saat serangan seringkali menyebabkan cedera otot pada sendi dan tulang, sehingga menyebabkan dislokasi dan fraktur. Kontraksi hebat pada sekelompok otot dapat menyebabkan dislokasi dan instabilitas sendi bahu. Kejadian dislokasi sendi bahu bilateral patognomonis disebabkan oleh karena kejang. Akan tetapi pada umunya bentuk dislokasi pascakejang berupa dislokasi bahu posterior bilateral.  Laporan kasus berikut akan menyampaikan kejadian dislokasi sendi bahu anterior bilateral berulang pada penyandang nocturnal epilepsy. Kasus ini jarang terjadi dan diharapkan meningkatkan kewaspadaan klinisi dalam merawat penyandang epilepsi. Kasus: Laki-laki 22 tahun dikonsulkan oleh spesialis bedah orthopedi dengan diagnosis dislokasi sendi bahu anterior berulang. Pasien sudah mengalami dislokasi sebanyak empat kali dalam satu tahun terakhir. Dislokasi bahu selalu  terjadi  setelah  serangan  kejang  di  malam  hari  ketika  pasien  tidur.  Pasien  rutin  mengkonsumsi  obat  phenytoin  dengan frekuensi serangan 3 – 4  bulan sekali setiap tidur malam. Pasien menginginkan kejadian ini tidak terulang lagi. Penggantian obat antiepilepsi yang tepat dan memiliki efek samping minimal pada tulang membantu mencegah terjadinya komplikasi dislokasi seperti ini. Kesimpulan: Dislokasi sendi bahu anterior bilateral berulang merupakan bentuk cedera pascabangkitan yang jarang terjadi. Pemilihan jenis antikejang yang tepat, upaya kontrol kejang yang baik dan penatalaksanaan multidisiplin dapat membantu mencegah terjadinya komplikasi berulang pada kasus serupa.
Kata kunci : Dislokasi bahu, Efek samping, Nocturnal epilepsy, Obat

## ABSTRACT
Introduction: People with epilepsy are often injured during an attack. This type of tonic seizure and strong contraction of the limbs at the time of the attack often cause strain to the joints and bones, resulting in dislocation and fracture.  A severe contraction of  a  group  of  muscles  can  cause  dislocation  and  instability  of  the  shoulder  joint.  The  incidence  of  pathognomonic  bilateral shoulder  joint  dislocation  is  caused  by  seizures.  However,  the  most  common  form  of  post-seizure  dislocation  is  a  bilateral posterior  shoulder  dislocation.  The  following  case  report  will  present  the  incidence  of  recurrent  bilateral  anterior  shoulder dislocation in patients with nocturnal epilepsy. This case is rare and is expected to increase the awareness of clinicians in treating people with epilepsy. Case: A 22-year-old man was consulted by an orthopedic surgeon with a diagnosis of recurrent shoulder joint dislocation. The patient had dislocated four times in the past year. Shoulder dislocation always occurs after seizures at night, when the patient is asleep. Patients routinely take phenytoin with a frequency of attacks once every 3 – 4  months every night. Patients want this incident not to happen again. Appropriate replacement of antiepileptic drugs and has minimal side effects on the  bone  helps  prevent  complications  of  this  kind  of  dislocation.  Conclusion:  Recurrent  bilateral  anterior  shoulder  joint dislocation  is  a  rare  form  of  post  seizure.  Selection  of  the  right  type  of  anticonvulsant,  good  seizure  control  efforts,  and multidisciplinary management can help prevent recurrence of complications in similar cases.

## Keyword : Medicine, Nocturnal epilepsy, Shoulder dislocation, Side effects

## Penulis Korespondensi
Wardah Rahmatul Islamiyah Departemen Neurologi, Fakultas Kedokteran, Universitas Airlangga; RS Universitas Airlangga, Surabaya, Indonesia Email: wri1905@gmail.com

## PENDAHULUAN
Penyandang epilepsi sering mengalami cedera pada saat  serangan.  Cedera  terjadi  karena  bangkitan  dapat terjadi kapanpun dan dimanapun. Tipe bangkitan tonik dan kontraksi kuat dari anggota gerak pada saat serangan seringkali  menyebabkan strain pada  sendi  dan  tulang, sehingga menyebabkan dislokasi dan fraktur. 1 Kontraksi hebat  pada  sekelompok  otot  dapat  menyebabkan dislokasi dan instabilitas sendi bahu. Kejadian dislokasi sendi  bahu  bilateral  patognomonis  disebabkan  oleh karena  kejang.  Akan  tetapi  pada  umunya  bentuk dislokasi  pascakejang  adalah  dislokasi  bahu  posterior bilateral. 2,3,4 Laporan kasus berikut akan menyampaikan kejadian  dislokasi  sendi  bahu  anterior  berulang pascakejang pada penyandang nocturnal epilepsy . Kasus ini  jarang  terjadi  dan  diharapkan  menjadi  perhatian khusus  serta  meningkatkan  kewaspadaan  klinisi  dalam merawat penyandang epilepsi.

## KASUS
Laki-laki  berusia  22  tahun  dikonsulkan  oleh dokter  spesialis  orthopedi  dengan  diagnosis  dislokasi sendi  bahu  anterior  bilateral  berulang.  Pasien  sudah mengalami 4x serangan dislokasi. Cedera selalu terjadi pascakejang. Berdasarkan riwayatnya, pasien merupakan penyandang  epilepsi  sejak  remaja.  Menurut  pasien  dan keluarga, tipe kejang yang dialami adalah focal onset to bilateral tonik  klonik.  Kejang  selalu  diawali  dengan mulut  merot  ke  satu  sisi  dan  sering  terjadi  pada  saat tidur  di  malam  hari.  Selama  ini  pasien  mengonsumsi phenytoin 3 x 100mg tetapi tidak secara rutin. Pasien pernah  mengalami  bebas  bangkitan  selama  3  tahun, namun dalam setahun terakhir kejang kembali muncul. Frekuensi kejang yang dialami sekitar 3-4  bulan sekali dan  sering  terjadi    saat  tidur  malam.  Dokter  spesialis orthopedi telah melakukan fiksasi berupa pemasangan screw di glenoid kiri,  akan  tetapi  pasien  masih mengalami dislokasi pascakejang.
Beberapa  pemeriksaan  dilakukan  pada  pasien antara lain pemeriksaan fisik, penunjang, laboratorium, foto shoulder dan kadar phenytoin. Pada pemeriksaan neurologis menunjukkan hasil bahwa tidak didapatkan kelainan.  Pada  pemeriksaan  penunjang  menunjukkan 2x  hasil  rekaman  elektroensefalografi  (EEG)  masih dalam batas normal, sama halnya dengan pemeriksaan laboratorium  yang  juga  menunjukkan  masih  dalam batas normal. Pemeriksaan foto shoulder kanan dan kiri AP didapatkan dislokasi sendi bahu anterior bilateral , terpasang screw di glenoid kiri, dan hasil pemeriksaan kadar  phenytoin  dalam  darah  2  mcg/ml.  Hasil bone densitometri spine lumbal (L1-L4) 1,226 g/cm 2 (T score 0.8 dan Z score -0.8), L hip neck 1,086 g/cm 2 (T score 1.0 dan Z score 0.0). Kesimpulan dari pemeriksaan di atas adalah masih dalam batas normal sesuai usia.
Hasil  pemeriksaan  kadar  phenytoin  dilakukan dalam  darah  rendah  sehingga  kejang  masih  belum terkontrol.  Pasien  disarankan  untuk  meningkatkan kepatuhan  dalam  minum  obat  sebab  mengaku  sering lupa  dengan  frekuensi  minum  obat  yakni  3x  sehari. Phenytoin memiliki efek samping penurunan densitas tulang, maka dipertimbangkan penggunaan OAE (Obat Antiepilepsi) generasi baru untuk tipe bangkitan focal onset yaitu oxcarbazepine. Pasien diberikan oxcarbazepine  2x 300mg  dan selama mengunakan  obat tersebut pasien tidak lagi mengalam kejang. Berdasarkan hasil  tersebut,  tujuan  penalatalaksanaan  telah  tercapai yakni    kejang  terkontrol  dan  dislokasi  sendi  bahu  tidak terjadi lagi.

## PEMBAHASAN
Kejadian dislokasi dan fraktur menjadi beban berat bagi  penyandang  epilepsi.  Laporan  kasus  terkait komplikasi kejang ini sudah ada sejak tahun 1902, akan tetapi karena kejadian relatif jarang, menyebabkan klinisi sering melupakan hal ini. 1 Diduga tekanan aksial berupa adduksi  dan  rotasi  internal  lengan  selama  fase  tonik menjadi  penyebab  utama  dislokasi  sendi  bahu  pada penyandang  epilepsi.  Pada  beberapa  studi  disebutkan bahwa angka kejadian dislokasi bahu pada pasien kejang tonik  klonik  bilateral  sangatlah  kecil  yaitu  sebesar 0,92%,  dan  insidennya  sebesar  0,6%. 5,6,7 Selain  itu, sebagian  besar  kejadian  dislokasi  pascakejang  terjadi pada  mereka  yang  baru  pertama  kali  mengalami serangan  dibandingkan  pada  pasien  yang  sudah  lama menyandang epilepsi. 2 Pada kasus ini, terjadi 4x kejadian dislokasi  bahu  pascakejang  pada  pasien  yang  telah menyandang  epilepsi  >10  tahun.  Mayoritas    dislokasi berulang  terjadi  pada  pasien  yang  memiliki  tingkat kepatuhan  minum  obat  yang  rendah. 3,5 Sebagian  besar (95%) kasus dislokasi bahu pascakejang merupakan tipe bilateral dislokasi posterior. 4 Akan tetapi pada kasus ini adalah tipe bilateral dislokasi anterior.
Beberapa studi menyebutkan keterkaitan dislokasi sendi  bahu  berulang  dengan  penggunaan  OAE golongan enzym  inducer dan  mayoritas  terjadi  pada pasien  laki-laki  usia  muda  yang  memiliki  kebiasaan otot yang buruk. 2,5 Adanya dua faktor ini diduga terlibat dalam patofisiologi dislokasi sendi bahu. 2 Penggunaan OAE  golongan enzym  inducer dikaitkan  dengan  efek samping  defek  pada  tulang.  Abnormalitas  tulang terutama  ditemukan  pada humeral head  dan glenoid. Penurunan  densitas  mineral  tulang  juga  dilaporkan terjadi pada 20–75% pasien yang mengkonsumsi OAE jenis  tersebut. 5 Perubahan  metabolisme  vitamin  D akibat  efek enzym  inducer OAE  menjadi  penyebab penurunan densitas tulang. 8 Enzym inducer OAE juga dapat  menghambat osteoblast , 9 tetapi  pendapat  ini dibantah oleh beberapa ahli, karena kejadian dislokasi
bisa dijumpai pada mereka yang tidak memiliki defek tulang. 2
Sebuah laporan kasus serial menyebutkan bahwa frekuensi kejadian dislokasi bahu anterior dan posterior bilateral  adalah  sama  yaitu  sebesar  30%.  Akan  tetapi studi  baru  menyebutkan  kejadian  dislokasi  anterior lebih  tinggi. 4 Pascaoperasi  instabilitas  anterior,  angka kekambuhan  dislokasi  anterior  lebih  tinggi  dibanding posterior yaitu 47% dibanding 12% . 3,10
Dislokasi  pascakejang  terjadi  akibat  kontraksi kuat, tidak seimbang, dan tanpa tahanan pada otot bahu. Terutama  bila  posisi  lengan  pada  saat  kejang  adalah elevasi,  abduksi,  dan  rotasi  eksternal.  Bila  sisi  lateral pasien tertahan sesuatu (lantai atau tempat tidur) maka kontraksi  otot pectoralis dan latissimus  dorsi menyebabkan pergeseran humeral head ke anterior . 5,11
Hal inilah yang dijumpai pada kasus. Pasien memiliki kebiasaan  tidur  miring,  dengan  salah  satu  sisi  lengan menekuk ke atas (dijadikan bantal) dan telapak tangan di  bawah  pipi.  Sebuah  laporan  kasus  menyebutkan bahwa mekanisme dislokasi anterior pascakejang lebih disebabkan karena trauma bahu akibat terhimpit lantai dibanding akibat kontraksi  otot. Penurunan kesadaran saat  kejang  menyebabkan  pasien  tidak  dapat  bereaksi melindungi lengannya. 4,11

## KESIMPULAN
Pasien  epilepsi  laki-laki  usia  muda  dengan  tipe bangkitan bilateral tonik klonik dan menggunakan OAE enzym inducer berisiko mengalami dislokasi sendi bahu pascakejang.  Rekonstruksi  tulang  untuk  menstabilkan sendi akibat dislokasi anterior dan kontrol kejang yang baik  merupakan  kunci  keberhasilan  penanganan  kasus dislokasi sendi bahu bilateral pascakejang.

## DAFTAR PUSTAKA
1. Commereuc M, Contou D, Thille AW, Brun-buisson C. Incidence of  shoulder  injuries  after  generalized  tonic  –  clonic  seizure admitted to intensive care. Seizure Eur J Epilepsy . 2014;23(1):84–
5. doi:10.1016/j.seizure.2013.07.013
2. Langenbruch L, Rickert C, Gosheger G, Schorn D, Schliemann B, Brix T, et  al. Seizure-induced shoulder dislocations  – Case series  and  review  of  the  literature. Seizure  Eur  J  Epilepsy .
2019;70:38–42. doi: 10.1016/j.seizure.2019.06.025
3. Buhler M, Gerber C. Shoulder instability related to epileptic seizures. J  Shoulder  Elb  Surg .  2002;11(4):339–44.
doi:10.1067/mse.2002.124524
4. Kastanis  G,  Spyrantis  M,  Lazanaki  E,  Velivasakis  G, Christoforidis  C,  Pantouvaki  A.  Simultaneous  bilateral anterior dislocation of glenohumeral joint in elderly patients with seizures : A case report. Acta Sci Orthop . 2020;3(3):6– 10. doi:10.31080/ASOR.2020.03.0146
5. Goudie  EB,  Murray  IR,  Robinson  CM.  Instability  of  the shoulder following seizures. J Bone Jt Surg Br . 2012;94(6):721– 8. doi: 10.1302/0301-620X.94B6.28259
6. Betz ME, Traub SJ. Bilateral posterior shoulder dislocations following  seizure. Intern  Emerg Med . 2007;2(1):63–5.  doi:
10.1007/s11739-007-0017-y
7. Mckean  AR,  Kumar  S,  Mckean  GM,  Tzias  D.  Seizure- induced  unilateral  posterior  dislocation  of  the  shoulder :  A diagnosis  not  to be  missed. BMJ  Case  Rep .  2018;1–4. doi: 10.1136/bcr-2017-223160
8. Feldkamp  J,  Becker  A,  Witte  OW,  Scharff  D,  Scherbaum WA.  Long-term  anticonvulsant  therapy  leads  to  low  bone mineral  density  -  evidence  for  direct  drugs  effects  of phenytoin and carbamazepine on human osteoblast-like cells. Exp  Clin  Endocrinol  Diabetes .  2000;108(1):37–43.  doi: 10.1055/s-0032-1329213
9. Patil MM, Sahoo J, Kamalanathan S, Pillai V. Phenytoin induced osteopathy -Too common to be neglected. J Clin Diagnostic Res . 2015;9(11):11–2. doi: 10.7860/JCDR/2015/15224.6820
10. Rethnam U, Ulfin S, Sinha A. Post seizure anterior dislocation of shoulder - Beware of recurrence. Seizure . 2006;15(5):348–9. doi: 10.1016/j.seizure.2006.02.0001
11. Sahbudin  I,  Filer  A.  Nocturnal  seizure  and  simultaneous bilateral  shoulder  fracture-dislocation. BMJ  Case  Rep .
2016;1–3. doi: 10.1136/bcr-2015-213489