Seorang Pasien dengan Batu Staghorn Bilateral dan Spondilitis Ankilosis : Laporan Kasus Langka
1 2 2 2 Sibin Chandra , Sofyan Rais Addin , Ardy Santosa , Eriawan Agung Nugroho , 2 2 2
Mohamad Adi Soedarso , Dimas Sindhu Wibisono , Nanda Daniswara
Latar belakang : Spondilitis ankilosis merupakan penyakit peradangan sendi yang bisa mempengaruhi  tulang-tulang  axial  yang  dapat  menyebabkan  nyeri  sendi,  dan  dapat berlanjut kepada penyatuan dari tulang belakang. Prevalensi penyakit ini diperkirakan mencapai  16,7  dari  10.000  orang  di  daerah  Asia.  Meskipun  penyakit  ini  utamanya menyerang  sendi,  tetapi  dilaporkan  pula  bahwa  terdapat  kasus  manifestasi ekstraartikuler seperti halnya nefrolitiasis. Nefrolitiasis menyumbang sekitar 13,6% dari penderita spondilitis ankylosis. Kasus Nefrolithiasis Staghorn sinistra dengan spondilitis ankilosis pernah dilaporkan, tetapi belum pernah dengan kasus nefrolithiasis staghorn bilateral.  Tujuan  studi  kasus  ini  adalah  untuk  mengetahui  diagnosis  dan  tatalaksana spondilitis ankilosis dan nefrolitiasis staghorn bilateral.
Presentasi kasus : Seorang pria berumur 38 tahun datang dengan keluhan nyeri hilang timbul  pada  pinggang  sebelah  kiri.  Pasien  sebelumnya  telah  didiagnosis  dengan spondilitis ankilosis dan nefrolitiasis bilateral dekstra dan sinistra serta telah menjalani operasi Percutaneous Nephrolithotomy dekstra pada bulan Juni 2018. Pada pemeriksaan didapatkan keterbatasan gerak sendi tulang belakang dan nyeri ketok kostovertebra di sebelah kanan dan kiri. Dari pemeriksaan foto polos didapatkan gambaran batu staghorn bilateral.
Simpulan  : Pasien  didiagnosis  dengan  spondilitis  ankilosis  dan  nefrolitiasis  staghorn bilateral.  Prosedur  penegakan  diagnosis  melalui  anamnesis,  pemeriksaan  fisik  dan pemeriksaan penunjang perlu dilakukan dengan tepat untuk menghindarai kesalahan diagnosa.  Penatalaksanaan  nefrolitiasis  perlu  memperhatikan  banyak  aspek  seperti ukuran batu, ketersediaan sarana dan prasarana, serta mobilitas pasien, supaya dicapai tingkat kesembuhan yang tinggi.
Kata kunci : Nefrolitiasis, Spondilitis ankilosis, Percutaneous Nephrolithotomy
1 Program Studi Ilmu Bedah Fakultas Kedokteran Universitas Diponegoro
2 Divisi Urologi, Fakultas Kedokteran Universitas Diponegoro/ RSUP Dr. Kariadi
Abstrak

## Case Report
Med Hosp 2021; vol 8 (2) : 237–241 p-ISSN: 2301-4369 e-ISSN: 2685-7898 https://doi.org/10.36408/mhjcm.v8i2.607
Diajukan: 25 Januari 2019 Diterima: 04 Maret 2019
Afiliasi Penulis: Program Studi Ilmu Bedah Fakultas Kedokteran Universitas Diponegoro
Korespondensi Penulis: Sibin Chandra Jl. Dr. Sutomo No. 16, Semarang, Jawa Tengah 50244, Indonesia
E-mail: sibin_chandra@yahoo.com
Background : Ankylosing Spondylitis is inflammatory joint disease which can affect axial bone and produce joint pain and fusing vertebrae. Prevalence of this disease in Asia is 16,7 from 10.000 people. Eventhough this disease attack joint, but there is some reports in extra articular manifestation. 13.6% patient who have Ankylosing Spondyilitis develop Nephrolithiasis in later stage. There were one case report about patient with left staghorn nephrolithiasis but not for bilateral staghorn nephrolithiasis. The purpose of this case study is to know the diagnosis and treatment of ankylosing ankilosis and nefrolitiasis bilateral staghorn.
Case Presentation : 38 years old man came to hospital with chief complaint intermiten pain in left flank region. Patient were diagnosed with Ankylosing Spondylitis and bilateral nephrolithiasis and already undergo Percutaneous Nephrolitotomy in right kidney, June 2018. There were a limitation in vertebrae range of motion and left costovertebrae angle pain. From the plain X-Ray, he was diagnosed as bilateral staghorn nephrolithiasis Conclusion : Patient was diagnosed with Ankylosing Spondilitis and bilateral staghorn nephrolithiasis. The good diagnosis need to be made from the anamneses, physical examination, and radiologic and laboratory findings. Treatment for nephrolithiasis should considering lot of aspects such as stone size, machine availability, and patient mobility to get higher chance of patient's well being.
Keywords : Nephrolitiasis, Ankylosing Spondilitis,  Percutaneous Nephrolithotomy

## Abstract
Bilateral Staghorn calculus in patient with ankylosing spondilitis :

## a rare case

## PENDAHULUAN
Spondilitis ankilosis adalah penyakit peradangan sendi yang bisa mempengaruhi tulang-tulang axial yang dapat menyebabkan  nyeri  sendi,  dan  dapat  berlanjut  kepada penyatuan dari tulang belakang. Pria terbukti memiliki kemungkinan  lebih  besar  menderita  penyakit  ini. Sebanyak 80% penderita mulai mengalami keluhan pada 1 usia  30  tahun.   Prevalensi  penyakit  ini  diperkirakan 2 mencapai  16,7  dari  10.000  orang  di  daerah  Asia. Meskipun  penyakit  ini  utamanya  menyerang  sendi, tetapi dilaporkan pula bahwa terdapat kasus manifestasi ekstraartikuler  seperti  halnya  nefrolitiasis.  Nefrolitiasis menyumbang  sekitar  13,6%  dari  penderita  spondilitis
3 ankylosis.  Setidaknya 7% dari wanita dan 11% dari pria
4 pernah mengalami nefrolitiasis.  Biaya kesehatan untuk menanggulangi  hal  tersebut  mencapai  2  miliar  dollar
5 Amerika  pada  tahun  2000.   Hal-hal  yang  dapat mempengaruhi  terbentuknya  nefrolitiasis  antara  lain adalah  pola  makan,  kebiasaan  berkemih,  obesitas,
5 hipertensi,  diabetes  mellitus,  dan  penyakit  jantung. Tujuan  studi  kasus  ini  adalah  untuk  mengetahui diagnosis  dan  tatalaksana  spondilitis  ankilosis  dan nefrolitiasis staghorn bilateral.

## PRESENTASI KASUS
Seorang pria 38 tahun dengan keluhan nyeri di pinggang sebelah kiri. Nyeri bersifat hilang timbul dan terkadang menetap. Pasien sempat mengalami keluhan nyeri saat berkemih, rasa tidak puas/lampias saat berkemih, tetapi sekarang  tidak  lagi.  Pasien  tidak  merasakan  mual, muntah,  dan  meminum  air  lebih  dari  1  liter  tiap  hari. Pasien  mengaku  sudah  sejak  lama  sulit  untuk menggerakkan  tulang  belakang,  untuk  membungkuk
ataupun  untuk  melakukan  gerakan-gerakan  antefleksi ataupun dorsofleksi vertebra.
Pasien  menyangkal  riwayat  diabetes  mellitus sebelumnya,  penyakit  asam  urat,  ataupun  kolesterol tinggi.  Pasien  menyangkal  menderita  hipertensi sebelumnya.  Sebelumnya  pasien  pernah  didiagnosis spondilitis ankilosis dan nefrolitiasis staghorn bilateral. Pasien sudah menjalani operasi PCNL dekstra pada 24 April  2018.  Pasien  mengaku  memiliki  riwayat  alergi ciprofloxacine dan  ketorolac  dengan  manifestasi  kulit melepuh  sebelumnya.  Riwayat  penyakit  serupa  pada keluarga  disangkal,  riwayat  penyakit  imun,  diabetes mellitus, dan hipertensi keluarga disangkal.

## Medica Hospitalia
| Vol. 8, No. 2, Juli 2021
Gambar 1. Foto polos whole spine AP–Lateral
Pemeriksaan  fisik  menunjukkan  pria  berusia  38 tahun  dengan  berat  badan  55  kg,  tinggi  badan  168  cm, tampak sakit ringan. Kesadaran composmentis, GCS 15, tekanan  darah  110/70  mmHg,  nadi  80  x/menit  isi  dan tegangan cukup, laju pernafasan 20 x/menit, teratur dan tidak ada suara nafas tambahan, suhu 36°C, nyeri skala VAS  3.  Tidak  didapatkan  anemia  pada  kedua konjungtiva,  pupil  isokor  diameter  3mm/3mm  dan refleks  pupil  positif.  Pemeriksaan  dada  menunjukkan simetris  saat  statis  dan  dinamis,  tidak  ada  jejas,  suara paru  normal  tidak  ada wheezing ataupun  ronkhi,  suara jantung  normal  tidak  ada  bising.  Pemeriksaan  pada abdomen  menunjukkan  perut  datar,  tidak  ada penonjolan  umbilikus,  terdapat  bekas  luka  operasi  di daerah  kanan  bawah.  Bunyi  usus  normal,  pekak  sisi normal, tidak ada pekak alih.
Pada pemeriksaan regio flank kanan terdapat luka bekas  operasi  berukuran  0,5x0,5  cm.  Tidak  ada balotement  dan  tidak  ada  nyeri  tekan,  terdapat  nyeri ketok kostovertebral. Pada pemeriksaan regio flank kiri tidak  terdapat  luka  bekas  operasi,  tidak  tampak  massa ataupun  tumor.  Tidak  terdapat  balotement  ginjal, didapatkan  nyeri  ketok  kostovertebra  kiri.  Pada  regio suprapubik dan genitalia tidak didapatkan kelainan.
Pada  ekstremitas  tidak  didapatkan  sianosis, edema,  akral  dingin,  venektasi,  CRT  <2  detik.  Pada pemeriksaan  tulang  belakang  didapatkan  keterbatasan gerak antefleksi dan dorsofleksi.
Pemeriksaan  laboratorium  menunjukkan Hemoglobin  12  gr%,  Hematokrit  38,1%,  Leukosit  6,9  x
3 3
10 /µL, trombosit 386 x 10 /µL. Gula darah 74 mg/dL, Urea  41  mg/dL,  Kreatinin  2,1  mg/  dL,  natrium  141 mmol/mL, Kalium 3,0 mmol/ L, Klorida 100 mml/ dL, PPT 10,3 (kontrol : 10,0), APTT 40,4 (kontrol : 34,2). Foto polos  whole  spine  AP–lateral  dan  pelvis  AP  pasien mendukung  gambaran  Spondilitis  ankilosis  grade  IV (Gambar 1).
Pada  pasien  juga  dilakukan  foto  polos  abdomen hasil  dari  kontrol  penyakit  setelah  prosedur  PCNL dekstra sebelumnya (Gambar 2).
Pasien  didagnosa  dengan  nefrolitiasis  staghorn bilateral dengan spondilitis ankilosis. Selanjutnya pasien dijadwalkan  untuk  dilakukan  prosedur  PCNL (Percutaneous  Nephrolithotomy) untuk  penghancuran batu. Pasien diberikan ceftriaxone 2 gr/24 jam, infus RL 20 tpm,  dan  dipersiapkan  menjalani  operasi.  Setelah menjalani operasi, jika tidak ada komplikasi yang terjadi pasien diperbolehkan pulang setelah beberapa hari.

## DISKUSI
Pasien  didiagnosis  dengan  spondilitis  ankilosis 5 berdasarkan modifikasi kriteria New York yaitu :
1. Nyeri pinggang paling sedikit berlangsung  selama 3  bulan,  membaik  dengan  olahraga  dan  tidak menghilang dengan istirahat.
Seorang Pasien dengan Batu Staghorn Bilateral dan Spondilitis Ankilosis : Laporan Kasus Langka
Gambar 2. Foto polos abdomen
Gambar 3. MSCT Abdomen
2. Keterbatasan  gerak  vertebra  lumbal  pada  bidang frontal maupun sagital.
3. Penurunan  relative  derajat  ekspansi  dinding  dada terhadap umur dan jenis kelamin
4. Sacroilitis bilateral grade 2–4
5. Sacroilitis unilateral grade 3–4
Pada pasien ini didapatkan point 1, 2, dan juga point 5 dari  hasil  pemeriksaan  radiologi  (Gambar.2).  Pasien mendapatkan  terapi  Methrotexate  dan  Sulfalazine sebagai  bagian  dari Disease  Modifying  Anti-Rheumatic Drug (DMARD). Hal ini didukung oleh Lydia et al yang melakukan sistematik literature review dari 4 RCT dengan kesimpulan  bahwa  terdapat  opsi  tentang  penambahan obat kombinasi dengan Methrotexate pada pengobatan Sulfalazine yang gagal, namun hal ini tidak menambah 6 nilai pada pasien naïve DMARD.
Diagnosis dari nefrolithiasis bilateral didapatkan dari anamnesis nyeri yang muncul di regio flank secara intermiten.  Keluhan  nyeri  juga  bisa  didapatkan  dari pecahnya batu dan efek peristaltik ureter. Faktor resiko lain  yang  dapat  membuat  pasien  terkena  nefrolitiasis adalah sudah didiagnosa menderita spondilitis ankilosis sebelumnya.  Keterlibatan  organ  lain  seperti  ginjal muncul  pada  13,8%  kasus  dari  210  kasus  Spondilitis Ankilosis  pada  penelitian  pada  tahun  20057  Penderita Spondilitis  Ankilosis  memiliki  kemungkinan  terkena nefrolitiasis  2  kali  lebih  banyak  dibandingkan  dengan populasi  normal8    Salah  satu  dugaan  adalah  karena a d a n y a   g e n   A N K H   y a n g   b e r p e r a n   d a l a m
9 hipoirofosfaturia. Diagnosis juga didapatkan dari pemeriksaan fisik yang  mengarah  kepada  nefrolitiasis  yaitu  nyeri  ketok sudut  kostovertebra  sinistra.  Diagnosis  kemudian ditegakkan  lewat  pemeriksaan  penunjang  foto  polos abdomen dan BNO IVP, serta MSCT abdomen (Gambar 3).
Tatalaksana yang dapat diberikan pada penderita nefrolitiasis terdiri atas tatalaksana bedah dan non bedah. Tatalaksana  non  pembedahan  dapat  berupa  terapi medikamentosa  untuk  membuang  batu  lewat  saluran kemih,  ataupun  menggunakan  teknik  ESWL (Extracorporeal  Shock  Wave  Litotripsy) .  Dengan  teknik ESWL,  batu  ginjal  dipecah  menjadi  lebih  kecil-kecil untuk  selanjutnya  dapat  dikeluarkan  melalui  saluran kencing. ESWL lebih efektif untuk batu yang berukuran kecil dan tidak bisa digunakan untuk batu yang terlalu besar. Prosedur lain yang dapat dikerjakan adalah PCNL atau Percutaneous  Nephrolithotomy ,  salah  satu  prosedur minimally invasive yang menggunakan tusukan kecil dari region flank menuju  kaliks  untuk  kemudian  dilakukan pemecahan.  Prosedur  lain  yang  tersedia  adalah  RIRS atau Retrograde  Intra  Renal  Surgery yang  memasukan endoskopi kabel optik melewati uretra sampai akhirnya menuju ginjal.
Bozini  dkk  melakukan  penelitian  untuk membandingkan  keefektifitasan  dari  ketiga  prosedur
tersebut  pada  batu  yang  berukuran  kurang  dari  2  cm. Hasilnya  PCNL  dan  RIRS  masih  lebih  baik  dalam  hal stone free rate (SFR) yaitu 82,1% dan 87,3% dibandingkan dengan  ESWL  yang  hanya  mencapai  61,8%.  Prosedur ulang  juga  lebih  tinggi  hasilnya  pada  RIRS  dan  PCNL
10 dibandingkan  dengan  ESWL  61,3%.   Sementara  RIRS lebih  unggul  dbandingkan  PCNL  dalam  hal  lama prosedur,  paparan  radiasi  dan  durasi  perawatan  di 10 rumah sakit.
Pada  kasus  nefrolitiasis  staghorn,  PCNL  lebih disarankan  dibandingkan  dengan  prosedur  yang  lain. PCNL juga disarankan untuk batu yang berukuran lebih 11 dari  20  mm.   Prosedur  PCNL  juga  relatif  aman  pada 12 pasien dengan kelainan tulang belakang.  PCNL biasa dilakukan  dengan  2  macam  posisi  yaitu  supinasi  dan pronasi. Kedua posisi ini tidak memiliki perbedaan pada SFR,  waktu  operasi,  dan  durasi  rawat.  Tetapi  pasien dengan kelainan tulang belakang yang parah merupakan kontraindikasi realtif untuk posisi pronasi. Pada pasien ini  PCNL  dilakukan  dengan  dibantu  fluoroskopi 13 menggunakan C–Arm (Gambar 4).
Prosedur  ini  sulit  dilakukan  karena  pemosisian pasien yang menantang. Setelah prosedur penghancuran batu  selesai,  dilakukan  pemasangan  DJ  Stent  untuk mencegah adanya obstruksi yang disebabkan oleh sisa- sisa  batu  hasil  penghancuran.  Selain  itu  dilakukan p e m a s a n g a n   n e f r o s t o m y   u n t u k   m e n c e g a h pembengkakan dari ginjal.

## SIMPULAN
Pasien  didiagnosis  dengan  spondilitis  ankilosis  dan nefrolitiasis  staghorn  bilateral.  Prosedur  penegakan diagnosis  melalui  anamnesis,  pemeriksaan  fisik  dan pemeriksaan  penunjang  perlu  dilakukan  dengan  tepat u n t u k   m e n g h i n d a r a i   k e s a l a h a n   d i a g n o s a . Penatalaksanaan  nefrolitiasis  perlu  memperhatikan banyak aspek seperti ukuran batu, ketersediaan sarana dan  prasarana,  serta  mobilitas  pasien,  supaya  dicapai tingkat kesembuhan yang tinggi.

## DAFTAR PUSTAKA
1. Van  der  Linden  S,  Brown  M,  Kenna  T,  Maksymowych  W, Robinson P. Ankylosing spondylitis. InKelley and Firestein's th Textbook  of  Rheumatology  [10   Ed.]  2017  (Vol.  2,  pp. 1256–1279). Elsevier.
2. Dean LE, Jones GT, MacDonald AG, Downham C, Sturrock RD, Macfarlane  GJ.  Global  prevalence  of  ankylosing  spondylitis. Rheumatology. 2013 Dec 9;53(4):650–7.
3. Korkmaz  C,  Ozcan  A,  Akçar  N.  Increased  frequency  of ultrasonographic findings suggestive of renal stones in patients with  ankylosing  spondylitis.  Clin  Exp  Rheumatol.  2005  May 1;23(3):389–92.
4. Ergenoglu P, Askin S, Poyraz P, Turunc T, Acil M, Eker E, Cok OY, Ulger H, Aribogan A. Percutaneous nephrolithotomy in an ankylosing  spondylitis  patient:  Point  of  view  of  an anaesthesiologist.  The  American  Journal  of  Case  Report.

## Medica Hospitalia
| Vol. 8, No. 2, Juli 2021
2008;9:395–8.
5. Shoag  J,  Tasian  GE,  Goldfarb  DS,  Eisner  BH.  The  new epidemiology of nephrolithiasis. Advances in chronic kidney disease. 2015 Jul 1;22(4):273–8.
6. Schipper, L. G., Fransen, J., Barrera, P. & Riel, P. L. C. M. Van. Methotrexate  in  combination  with  sulfasalazine  is  more effective  in  rheumatoid  arthritis  patients  who  failed sulfasalazine  than  in  patients  naıve  to  both  drugs. Rheumatology Journal. 2009 May; 48:828–833
7. Ben CT, Ajlani H, Ben FM, Ben TA, Ben HM, Khedher A. Renal involvement in ankylosing spondylitis: concerning 210 cases. La Revue de medecine interne. 2005 Dec;26(12):966–9.
8. Jakobsen AK, Jacobsson LT, Patschan O, Askling J, Kristensen LE.  Is  nephrolithiasis  an  unrecognized  extra-articular manifestation  in  ankylosing  spondylitis?  A  prospective population-based Swedish national cohort study with matched general population comparator subjects. PLoS One. 2014 Nov 25;9(11):e113602.
9. Korkmaz  C,  Sayer  JA.  ANKH  and  renal  stone  formation  in ankylosing spondylitis. The Journal of rheumatology. 2012 Aug 1;39(8):1756.
10. Bozzini  G,  Verze  P,  Arcaniolo  D,  Dal  Piaz  O,  Buffi  NM, Guazzoni  G,  Provenzano  M,  Osmolorskij  B,  Sanguedolce  F, Montanari  E,  Macchione  N.  A  prospective  randomized comparison among SWL, PCNL and RIRS for lower calyceal stones less than 2 cm: a multicenter experience. World journal of urology. 2017 Dec 1;35(12):1967–75.
11. Ganpule  AP,  Vijayakumar  M,  Malpani  A,  Desai  MR. Percutaneous  nephrolithotomy  (PCNL)  a  critical  review. International Journal of Surgery. 2016 Dec 1;36:660–4.
12. Izol  V,  Aridogan  IA,  Borekoglu  A,  Gokalp  F,  Hatipoglu  Z, Bayazit  Y,  Zeren  S.  Percutaneous  nephrolithotomy  in  prone position  in  patients  with  spinal  deformities.  International journal of clinical and experimental medicine. 2015;8(11):21053.
13. Falahatkar S, Mokhtari G, Teimoori M. An update on supine versus prone percutaneous nephrolithotomy: a meta-analysis. Urology journal. 2016 Oct 10;13(5):2814–22.
Seorang Pasien dengan Batu Staghorn Bilateral dan Spondilitis Ankilosis : Laporan Kasus Langka