ISSN 2807-1697  Vol 1, No 2, 2022, 103-112
Sindrom  Rapunzel:  Laporan  Kasus(Rapunzel  Syndrome:

## A Case Report)
Khairun Nisa Berawi 1* , Fauziyyah Nuur Al Azizah 2 Bagian Fisiologi, Fakultas Kedokteran, Universitas Lampung, Bandar Lampung 1 * Fakultas Kedokteran, Universitas Lampung, Bandar Lampung 2 khairun.nisa@fk.unila.ac.id 1 * , fauziyyahnaa@gmail.com 2

## Riwayat Artikel
Diterima pada 29 November 2021 Revisi 1 pada 1 Desember 2021 Revisi 2 pada 12 Februari 2022 Revisi 3 pada 6 April 2022 Revisi 4 pada 8 April 2022 Disetujui pada 11 April  2022

## Abstract
Purpose: This  study  aimed  to  summarize  the  general  history, physical  exam  findings,  confirmation  test,  and  treatment  of  a patient with rapunzel syndrome.
Research Methodology: This article is a pediatric surgery RSUD Abdoel  Moeloek  Lampung  case  report  in  11  March  2020.  The subject of the case is a 11-year-old girl who is hospitalized in the hospital ward with Rapunzel syndrome.
Result: A  11-year-old  girl,  an  inpatient  in  the  Pediatric  surgery Ward,  RSUD  Abdoel  Moeloek  Lampung,  with  abdominal  pain such as squeezing, nausea and vomiting filled with water and hard and  little  bowel  movements..  On  physical  examination,  bloated abdomen,  epigastric  tenderness  and  left  hypochondrium,  mass (+).on  ct  scan  examination  with  gastric  contrast  looks  enlarged, isodense lesions appear, irregular edges in the gastric lumen to the duodenum, separated from the wall, post contrast does not appear enhanced.  The  patient  was  clinically  diagnosed  with  “Rapunzel Syndrome.”  Management  of  the  patient  during  treatment  was upper midline laparatomy.
Limitations: This  case  report  is  limited  to  rapunzel  syndrome cases with a scarce number of cases and rare cases in children. Contribution: This  case  report  can  be  helpful  in  medical education  or  used  as  a  reference  in  making  relevant  case  reports and  can  be  applied  in  the  hospital  area  when  there  are  cases  of Rapunzel syndrome.
Keywords: Rapunzel Synrome, Rare Disease.
How  to  cite: Berawi,  K,  N.,  Al  Azizah,  F,  N.  (2022).  Sindrom Rapunzel:  Laporan  Kasus.    Jurnal  Imu  Medis  Indonesia,  1(2), 103-112.

## 1. Pendahuluan
Bezoar adalah massa yang terbentuk oleh makanan yang tidak dapat dicerna atau zat asing di saluran pencernaan. Massa ini dapat terjadi karena sayuran berdaun (fitobezoar), obat-obatan seperti antasida (farmobezoar)  atau  rambut  dan  lemak  (trichobezoar).  (Chana  &  Kumar,  2004) Bezoar  dapat diklasifikasikan  menjadi  enam  jenis:  phytobezoars,trichobezoars,lithobezoars,  pharmacobezoars, plasticobezoars,  dan  lactobezoars  .  Trichobezoar  terdiri  dari  bola  rambut  atau  serat  seperti  rambut yang disebabkan oleh mengunyah dan menelan rambut atau bahan yang tidak dapat dicerna lainnya. Trichobezoars  biasanya  terbentuk  di  tubuh  lambung  dan  ditemukan  secara  prepilorik.  Namun, beberapa trikobezoar dapat melewati pilorus ke duodenum, jejunum, ileum, dan bahkan ke usus besar dalam kondisi disebut sindrom Rapunzel. (Coulter, Antony, Bhuta, & Memon, 2005).
Trichobezoars  umumnya  ditemukan  pada  wanita  muda  biasanya  dengan  gangguan  kejiwaan  yang mendasarinya. Sindrom Rapunzel sangat jarang, dengan kurang dari 64 kasus dilaporkan sejak 1968. Ini  lebih  sering  terjadi  pada  wanita  muda  atau  remaja.  Sindrom  Rapunzel  terutama  terlihat  pada wanita  muda  yang  terganggu  secara  emosional  atau  mental.  Kasus  pertama  yang  diketahui  berasal dari seorang anak laki-laki berusia 16 tahun pada tahun 1779, ini akhirnya diterbitkan oleh (Vaughan Jr,  Sawyers,  &  Scott  Jr,  1968)  Dari  kasus-kasus  yang  dilaporkan,  rentang  usia  tipikal  yang  terkena sindrom ini adalah antara usia 4-19 tahun(Dixit, Raza, & Tiwari, 2016).
Laporan  kasus  yang  penulis  sajikan  ini,  akan  membahas  lebih  lanjut  mengenai  perjalanan  penilaian klinis penulis pada pasien anak usia 11 tahun yang di rawat inap dengan diagnosis rapunzel sindrom, sehingga membuat kasus ini cukup menarik untuk dibahas.

## 2. Tinjauan Pustaka dan Pengembangan Hipotesis

## Definisi Sindrom Rapunzel
Bezoar  adalah    massa    padat    berasal  dari  material  tidak  tercerna  di  traktus  gastrointestinal. Terminologi bezoar berasal dari Bahasa Arab “Badzehr” atau Persia “Padzhar” , yang berarti antidote atau penawar.  Berdasarkan  komposisinya,  bezoar  dapat diklasifikasikan menjadi beberapa tipe, yaitu phytobezoar (terdiri  dari  serat  nabati), trichobezoar (gumpalan  rambut  atau  serat  menyerupai  rambut), diospyrobezoar (terdiri dari buah kesemek), farmakobezoar (obat- obatan yang belum larut), laktobezoar (terdiri dari protein susu dan lendir), ithobezoar (terdiri dari fragmen batuan), dan plasticobezoar (plastik). (Chana & Kumar, 2004).  Sindrom  Rapunzel  merupakan  kondisi  medis  yang  sangat  langka;  penderitanya  memiliki kebiasaan  mengunyah  rambut  hingga  membentuk  gumpalan  rambut  yang  terperangkap  di  gaster (gastric trichobezoar) atau  melewati  pilorus  menuju  duodenum,  jejunum,  ileum,  atau  kolon(Duncan,  Aitken, Venugopal, West, & Carpenter, 1994).

## Epidemiologi Sindrom Rapunzel
Trichobezoar merupakan tipe bezoar yang umum dijumpai pada perempuan usia muda. Kasus trichobezoar pertama kali dilaporkan  oleh Baudomant pada tahun 1779. DeBakey  dan  Ochsner  melaporkan  dari  311 kasus bezoar, 90% kasus trichobezoar pada perempuan, 80% kasus pada usia di bawah 30 tahun. (Dixit et al., 2016) menemukan 70% pasien Sindrom Rapunzel berusia di bawah 20 tahun, kasus termuda berusia balita dan kasus tertua adalah laki-laki berusia 55 tahun. Pada tahun 2001, seorang anak laki- laki 6 tahun didiagnosis  Sindrom  Rapunzel  setelah  ditemukan gastric  trichobezoar akibat  memakan  rambut  saudara perempuannya.  Kasus  Sindrom  Rapunzel  lebih  dominan  pada  perempuan karena helai rambut mereka lebih panjang dan rambut panjang cenderung lebih  mudah  tersangkut  di  lapisan  mukosa  gaster.  Makin  banyak rambut yang dikonsumsi dan tidak dapat dicerna, makin besar gumpalan rambut di gaster. (Coulter et al., 2005).
Sindrom  Rapunzel  berkaitan  erat  dengan  gangguan  psikiatri  trikotilomania  dan  trikofagia.  Sebuah studi menemukan 20% orang dengan trikotilomania cenderung  mengonsumsi rambutnya sendiri. Sekitar 25% dari 24 orang dengan trikotilomania memiliki  gumpalan rambut di gaster akibat kebiasaan  memakan rambutnya  sendiri.  Secara  umum,  diperkirakan  hanya  1%  trikofagia  yang  akan  berkembang  menjadi trichobezoar . (Emre et al., 2008). Dari klasifikasi tersebut didapatkan perbedaan gejala dan respon terapi dimana pada pasien pra-sekolah dan dewasa muda memiliki kebiasaan menarik rambut otomatis dan tanpa  disadari  serta  memiliki  respon  yang  baik  terhadap  pengobatan  konservatif  (Sadock,  2015) Berdasarkan data epidemiologi didapatkan bahwa puncak onset trikotilomania ini berkisar antara usia 12-13 tahun. Pada anak-anak tidak ada perbandingan yang berarti antara populasi laki-laki atau pun perempuan yang terkena trikotilomania. Pada orang dewasa ditemukan adanya prevalensi sebesar 0.6- 3.4% dengan kecenderungan lebih banyak pada perempuan dibandingkan laki-laki (Sadock, 2015).
Penelitian tentang pengobatan untuk gangguan kebiasaan dan impuls  sebagian besar berfokus pada penggunaan terapi perilaku kognitif dan obat- obatan. Terapi perilaku kognitif ( Cognitif Behaviour Therapy,  CBT )  menggabungkan  unsur-unsur  dari  kedua  terapi  kognitif  dan  terapi  perilaku.  Terapi kognitif  meneliti  cara  pikiran  orang  tentang  diri  mereka  sendiri,  orang  lain  dan  dunia  yang mempengaruhi kesehatan mental mereka (Kesuma, 2009). Terapi perilaku kognitif dapat membantu seseorang  belajar  untuk  rileks,  mengatasi  stres,  memerangi  pikiran  negatif  dan  mencegah  perilaku merusak. Dalam penelitian kecil, jenis pengobatan ini telah terbukti efektif untuk kleptomania, judi patologis, trikotilomania dan isu-isu seksualitas kompulsif (Kesuma, 2009). Sampai saat ini belum ada literatur terkait prevalensi Sindrom Rapunzel di Indonesia.

## Etiopatogenesis Sindrom Rapunzel
Orang  dengan  disabilitas  intelektual  dan  gangguan  psikiatri  tertentu  (misalnya:  retardasi  mental)  dapat
memiliki  kecenderungan  memakan  rambutnya  sendiri  –  sebuah  gangguan  perilaku  yang  disebut trikofagia.  Kelompok  orang  dengan  gangguan  perilaku  ini  memiliki  risiko  tinggi  menderita  Sindrom Rapunzel. Dua gangguan psikiatri yang memiliki kemungkinan tertinggi memakan rambutnya sendiri, yaitu  trikotilomania  dan  pica.  Trikotilomania  adalah  salah  satu  bentuk  gangguan  kompulsif  yang ditandai  dengan  kegiatan  menarik-narik  rambut  berulang  (di  kepala,  alis,  bulu  mata,  ketiak,  pubis) yang didahului dengan ketegangan kemudian diikuti dengan rasa puas atau lega setelahnya. Kondisi ini  ditandai  dengan  adanya  kerontokan  rambut  yang  mencolok  dan  tidak  disebabkan  oleh  kelainan kulit kepala atau rambut lain atau kegiatan stereotipi yang lain (Fernández-López, González-Valverde, &  Rodenas-Moncada,  2014).  Selain  itu,  bezoar  juga  diasosiasikan  dengan  gangguan  gaster  seperti hipomotilitas,  hiposekresi  dengan  hipokloridria,  riwayat  reseksi  gaster,  dan  penyakit  penyerta  yang menghambat  pengosongan  gaster  (misalnya:  diabetes,  penyakit  autoimun,  atau  penyakit  jaringan  ikat) (Fernández-López et al., 2014).
Sindrom  Rapunzel  adalah  bentuk trichobezoar langka  dengan  ekor gastric  trichobezoar dapat  menjulur hingga  ke ileocecal  junction.  Trichobezoar disebabkan  oleh  konsumsi  patologis  rambut  yang  tidak tercerna  di  gaster.  Helai  rambut  terhindar  dari  dorongan  peristaltik  gaster  karena  permukaannya  yang licin, tertahan di lipatan muskosa gaster (Mohite, Gohil, Wala, & Vaza, 2008). Gerakan peristaltik akan membuat rambut yang terakumulasi tersebut terjepit membentuk  gumpalan menyerupai bola. Apabila bola ini menjadi terlalu besar untuk keluar dari gaster, dapat terjadi atonia gaster. Gumpalan rambut akan menjadi lebih kusut dan membentuk massa padat yang mengikuti bentuk perut(Gorter, Kneepkens, Mattens, Aronson,  &  Heij,  2010) Menelan  rambut  terus-menerus  dalam  jangka  waktu  tertentu  dapat menyebabkan  impaksi  bersama  lendir  dan  bahan  makanan  di  dalam  gaster.  Mucus  gaster  akan  melapisi trichobezoar dan  memberikan  gambaran  permukaan mengilat dan berkilau. Selain itu,  asam  gaster  akan mengubah  sifat  protein  rambut  sehingga  memberikan  warna  hitam.  Fermentasi  dan  dekomposisi  bahan makanan yang terperangkap (terutama zat lemak) akan menyebabkan bau tengik khas pada bezoar dan napas pasien (Hirugade, Talpallikar, Deshpande, Gavali, & Borwankar, 2001)

## Gambaran Klinis dan Diagnosis Sindrom Rapunzel
Sindrom  Rapunzel  merupakan  varian  langka  dari gastric  trichobezoar .  Walaupun  sebagian  besar  kasus trichobezoar dapat  didiagnosis  pre-operatif  dengan  mudah,  diagnosis  Sindrom  Rapunzel  harus memperhatikan berbagai aspek. Riwayat konsumsi rambut sangat penting. Pasien dengan kondisi medis ini biasanya menunjukkan gejala trikotilomania dan trikofagia. Gangguan ini sering merupakan akibat dari masalah psikologis atau retardasi mental (Coulter et al., 2005).
Sindrom  Rapunzel  terkadang  tidak  menunjukkan  gejala  (asimtomatik)  selama  bertahun-tahun.  Gejala akan berkembang jika ukuran bezoar membesar  hingga menimbulkan obstruksi; sebagian besar kasus dilaporkan  di  negara-negara  yang  wanitanya  mempunyai  tradisi  memiliki  rambut  panjang. (Chana  & Kumar,  2004) Manifestasi  klinis  Sindrom  Rapunzel  sangat  tergantung  dari  besarnya trichobezoar yang terbentuk. sekitar 85% sampai 95% pasien Sindrom Rapunzel datang dengan keluhan nyeri abdomen, mual, dan  muntah(Kajal,  Bhutani,  Tyagi,  &  Arya,  2017) Sekitar  37%  pasien  Sindrom  Rapunzel  mengeluh  nyeri abdomen; mual dan muntah ditemukan pada 33% kasus. Pada sekitar 25,9% kasus ditemukan obstruksi dan 18,5% dengan  peritonitis.  Gejala  lain  Sindrom  Rapunzel  meliputi  perut  kembung,  penurunan  nafsu  makan serta  berat  badan  turun,  konstipasi  atau  diare;  beberapa  kasus  datang  dengan hematemesis  dan intususepsi. , obstruksi usus mekanik, perforasi lambung atau usus kecil dengan peritonitis atau abses subphrenic, fistula pencernaan, pankreatitis akut atau kolestasis karena obstruksi ampula Vater pada Rapunzel sindrom.
Komplikasi  yang  paling  umum  adalah  obstruksi  usus  Perforasi  dan  peritonitis  mengakibatkan kematian pada 30% kasus (Naik et al., 2007) . Patofisiologi pembentukan trichobezoars dimulai ketika serat  rambut  tertelan  disimpan  lama  di  mukosa  lambung,  peristaltik  lambung  membuat  serat  ini terjerat  sampai  terbentuk  bola.  Massa  berambut  berkembang  dalam  ukuran  yang  cukup  untuk menyebabkan  gangguan  peristaltik  lambung.  Terlepas  dari  warna  rambut  yang  dimakan,  biasanya
trichobezoars berwarna hitam karena oksidasi enzimatik asam lambung pada serat rambut dan sering memiliki  bau  yang  tidak  sedap  karena  fermentasi  lemak  Pada  kasus  yang  tidak  rumit, pemeriksaandarah  biasanya  dalam  batas  normal.  Beberapa  pasien  mungkin  mengalami  anemia defisiensi besi dan hipoalbuminemia karena malabsorpsi(Pace & Fearne, 2003) .
Adanya  gangguan  peristaltik  menyebabkan  obstruksi  pada  organ  pencernaan  berdasarkan  letak obstruksi  dapat  dibagi  menjadi  obstruksi  letak  tinggi  dan  rendah  sedasngkan  berdasarkan  kondisi obstruksi  dapat  dibagi  menjadi  sederhana,  strangulasi  dan  gelung  tertutup  dan  dapat  terjadi  baik  di usus halus atau usus besar. Bezoar sendiri merupakan obstruksi intraluminal sedangkan jika obstruksi yang  terjadi  intramuralk  biasanya  disebabkan  oleh  keganasan  dan  proses  inflamasi,  ekstramural biasanya  disebabkan  oleh  adhesi,  hernia,  volvulus,  intususepsi.  Jika  terjadi  obstruksi  maka  akan menyebakan  ileus  dimana  ditandai  dengan  nyeri  abdomen  yang  biasanya  bersifat  kolik  karena mengganggu  di  organ  yang  berongga  dimana  terdapat  aktifitas  peristaltik  sehingga  pasien  biasanya menegluh  nyeri  yang  hilang  timbul  dan  sifatnya  berat  kemudian  muntah  dimana  muntah  ini  harus dibedakan  muntah  obstruksi  dan  bukan  obstruksi,  pada  muntah  obstruksi  muntah  yang  keluar berwarna hijau mengandung cairan empedu, artinya dicurigai adanya hambatan usus dibagian bawah muara saluran empedu, muntah proyektil, bila isi lambung terlempar atau menyemprot keluar.
Bila  tidak  berwarna  hijau  muntah  berasal  dari  lambung  atau  kerongkongan,  muntah  persisten,  bila muntah  terus  menerus,  Muntah  darah,  muntah  yang  dicurigai  adanya  perdarahan  aktif  dan  banyak, yang tidak bisa dihentikan dengan obat-obatan, Muntah dengan penurunan berat badan, karena yang dikeluarkan lebih banyak dari pada cairan atau makanan yang masuk, muntah dengan sakit perut, dan berulang.  Gejala  yang  menyertai  selain  muntah  yaitu  kembung  sebatas  bagian  atas  perut,  dicurigai adanya  sumbatan  setinggi  “pintu  keluar  lambung”,  atau  usus  halus  bagian  atas.  Muntah  putih  bila sumbatan setinggi “pintu keluar lambung” atau usus dua belas jari sebelum  muara saluran empedu.
Sedangkan  muntah  hijau  berarti  adanya  sumbatan  bagian  bawah  muara  empedu,  kembung  seluruh perut,  dicurigai  adanya  sumbatan  bagian  bawah  usus  atau  lebih  rendah  lagi.  Muntah  akan  terjadi setelah  kembung,  muntah  mula-mula  air,  kemudian  berwarna  hijau  dan  kuning  feses,  kembung disertai  peradangan  dinding  perut,  bengkak,  kemerahan,  khususnya  di  punggung,  kelamin  dan  tali pusat. Muntah dapat hijau atau putih bergantung pada letak kelainan bedah. (Ullah, Saleem, Ahmad, & Anwer, 2016) Tanda obstruksi lainnya yaitu kembung ditandai dengan adanya timpani pada seluruh lapang abdomen serta tanda terakhir yaitu pasien mengeluh tidak bisa bab dan kentut namun jika obstruiksi yang terjadi parsial maka terkadang pasien masih bisa untuk kentut dan bab (Gonuguntla & Joshi, 2009).
Pada pemeriksaan fisik dapat ditemukan massa abdomen hingga tanda wasting syndrome dan kaheksia. Bezoar besar dapat  diraba  berupa  massa  abdomen  yang mobile – Lamerton’s sign .  Bau  mulut  tidak  sedap  atau halitosis  berat  juga  dapat  ditemukan.  Selain  itu,  adanya  alopesia  atau  kebotakan  juga  mendukung pemeriksaan fisik pada Sindrom Rapunzel. (Prasad, Jain, Gupta, & Kamra, 2018) . Pemeriksaan radiologi meliputi  foto  rontgen  polos abdomen, ultrasonografi (USG), upper  gastrointestinal  series (UGI),  dan CT scan abdomen dapat menunjang diagnosis.  Foto rontgen polos abdomen sering menunjukkan adanya massa non-spesifik,  sedangkan  pada  USG  abdomen  dapat  ditemukan  adanya  peningkatan echogenitas disebabkan  campuran  gumpalan  rambut,  udara,  dan  bahan  makanan  di  dalam trichobezoar .  Pada pemeriksaan  UGI  dapat  ditemukan łlling  defect pada  abdomen. CT  scan abdomen  juga  dapat memberikan gambaran adanya massa heterogen dengan udara terperangkap di dalamnya. Apabila tanda dan gejala mengarah pada diagnosis Sindrom Rapunzel, pemeriksaan barium meal tidak disarankan karena dapat menyebabkan  obstruksi  atau    perforasi.  Baku  emas  diagnosis trichobezoar adalah upper  gastrointestinal endoscopy / esophago-gastro-duodenoscopy (EGD). Selain visualisasi langsung, prosedur EGD ini memungkinkan  pengambilan  sampel  dan  intervensi  terapeutik . Pada  temuan  laboratorium mengkonfirmasi  hipoproteinemia  dan  anemia  hipokromik  sebagai  manifestasi  paling  umum  dari sindrom malabsorpsi (Gonuguntla & Joshi, 2009).
Berbagai  modalitas  pencitraan  telah  direkomendasikan  untuk  mendeteksi  trikobezoar.  Radiografi polos  abdomen  membantu dalam  diagnosis  obstruksi usus, tetapi  memiliki  sensitifitas  dan  spesifitas kecil  untuk  konfirmasi  trichobezoars(Kajal  et  al.,  2017)  Trichobezoar  ekosonografi  terlihat  seperti massa hyperechogenic, dengan tepi bergelombang. Terdapat multiple acoustic interfaces dikarenakan terdapat    udara  dan  makanan  yang  terperangkap  membatasi  ultrasonografi  trichobezoars. Esophagogastroduodenoscopy  adalah  metode  pilihan  untuk  mendiagnosis  trikobezoar  (Pace  & Fearne, 2003) Warna khas trichobezoar pada endoskopi adalah hitam. Hal ini memungkinkan dokter untuk membedakan antara phytobezoars dan trichobezoars. Ini adalah sangat penting karena tretment tergantung pada jenis bezoar (Phillips, Zaheer, & Drugas, 1998) CT scan juga sangat berguna dalam mendiagnosis  trichobezoars.  Trichobezoar  terlihat  pada  CT  sebagai  massa  heterogen  intraluminal bulat telur, menempati hampir seluruh lumen. Temuan CT yang khas menunjukkan gelembung udara terjebak dalam  massa. Dalam sindrom Rapunzel, CT scan telah menunjukkan lesi hipodens di perut dengan  pola  seperti  jaring.  Kontras  oral  jarang  dipakai  ,  meskipun  terdapat  gambaran  menonjol  di sekitar  margin.  Adanya  ekor  di  usus  kecil  terlihat  dari  area  kecil  yang    hipodensitas.  Trichobezoar kecil dapat dihilangkan secara endoskopi dari perut, tetapi jarang. Sebelum pengeluaran trichobezoar pertama-tama  harus  dipecah  oleh  perangkat  bioptik  atau  dengan  menggunakan  bezotom.  (Prasad  et al., 2018).
Dalam  kebanyakan  kasus,  fragmentasi  adalah  tidak  mungkin  karena  ukuran  dan  isinya  dari trikobezoar  sendiri.  Fragmen  trichobezoars  besar  dapat  bermigrasi  melalui  pilorus,  menyebabkan obstruksi  bagian  distal  dari  usus  kecil.  Ekstraksi  bagian  yang  terfragmentasi  melibatkan  sejumlah besar  insersi  endoskopi  berulang,  yang  dapat  menyebabkan  esofagitis,  ulserasi,  bahkan  perforasi kerongkongan  Perawatan  bedah  diindikasikan  di  sebagian  besar  trichobezoar  kasus,  sebagian  besar untuk ukuran, tetapi juga komposisi. (Wang, Cao, Liu, Fang, & Li, 2016) .
Diagnosis  Rapunzel  sindrom  bergantung  pada  penggunaan  CT  scan  dan  endoskopi.  Jelas,  penting untuk membedakan sindrom Rapunzel dari penyakit lain seperti gastritis kronis, tukak lambung, dan karsinoma  lambung.  Ultrasonografi  abdomen  dan  barium  oral    (menunjukkan  adanya  honeycoomb apperance  yang  khas)  dapat  menjadi  penanda.  Namun,  jika  sindrom  Rapunzel  dianggap  sebagai kemungkinan,  makan  barium  tidak  dianjurkan  karena  dapat  menyebabkan  obstruksi  atau  perforasi. Selain itu, untuk sebagian besar pasien, diagnosis trichobezoar pra operasi yang akurat dapat dicapai dengan konfirmasi definitif dengan endoskopi (Gorter et al., 2010).

## Tatalaksana Sindrom Rapunzel
Tatalaksana  sangat  dipengaruhi  oleh  ukuran  dan  lokasi trichobezoar .  Secara  umum,  hampir  selalu membutuhkan  pembedahan  guna  mengangkat  massa.  Pada  tahap  awal,  pengangkatan  masih  mungkin secara  endoskopik,  terutama  jika trichobezoar terbatas  pada  area kecil  dan ukurannya  pun  juga kecil. Dalam  hal  ini,  endoskopi  berperan  sebagai  alat  diagnostik  dan  terapeutik .  (Frey,  McKee,  King,  & Martin,  2005) Teknik  bedah  pengangkatan trichobezoar yang  umum  meliputi  laparoskopi  dan open surgery (laparotomi). (Gorter et al., 2010) menyebutkan dari 108 kasus trichobezoar , 5% kasus berhasil menjalani  pengangkatan  massa  secara  endoskopik.  Selain  itu,  Gorter, et  al .  juga  menyatakan  upaya pengangkatan trichobezoar dengan  metode  laparoskopi  75%  berhasil.  Metode  laparotomi  memiliki tingkat  keberhasilan  99%,  sehingga  dipilih  sebagai  metode  tatalaksana  terbaik.  Metode  kombinasi laparotomi dan gastrotomi anterior  berhasil  mengangkat trichobezoar besar  pada  34 kasus pada tahun 2005. Metode laparoskopi lebih disarankan untuk pengangkatan bezoar ukuran kecil atau sedang, dengan keuntungan berkurangnya  rawatan  di  rumah  sakit  dan  secara  kosmetika  lebih  baik  dibandingkan  laparotomi (sayatan  lebih  kecil).  Akan  tetapi,  laparoskopi  memiliki  potensi  kontaminasi  peritoneal  yang  lebih besar karena risiko tumpahan rambut di rongga peritoneum.(Mohite et al., 2008).
Metode  laparotomi  sering  menjadi  metode  pilihan  karena  efektif  dan  memungkinkan  pemeriksaan lebih  cermat  pada  seluruh  traktus  gastrointestinal  serta  jika  ukuran  bezoar  sudah  >20  cm  sudah indikasi dilakukan laparatomi. Tatalaksana lain seperti extracorporeal shock-wave lithotripsy , laser ignited mini-explosive  technique ,  pemberian  enzim  intragaster  (lipase  pankreas,  selulase),  dan  obat-obatan (metoklopramid,  asetilsistein)  dilaporkan  dengan  tingkat  keberhasilan  bervariasi.  Metode  tersebut
diperlukan untuk memecah bezoar yang besar, sehingga laparotomi dapat lebih mudah dilakukan(Rabie et al., 2008) . . Nirasawa dkk. pertama kali menjelaskan pengangkatan trichobezoars secara laparoskopi. Pengangkatan  laparoskopi  yang  berhasil  membutuhkan  secara  signifikan  waktu  operasi  lebih  lama dibandingkan dengan laparotomi konvensional. Laparotomi adalah metode terapi pilihan, sehubungan dengan  angka  keberhasilannya,  dihubungkan  dengan  pemeriksaan  yang  baik  pada  keseluruhan saluran  pencernaan  (lambung  dan  usus),  serta  rendah  tingkat  komplikasi  Dalam  pencegahan kekambuhan  trichobezoar,  pengobatan  psikiatri  atas  trikotilomania  dan  pemantauan  pasien  adalah sangat  penting.  Perawatan  umum  termasuk  obat-obatan  dan  terapi  perilaku  kognitif.  Inhibitor reuptake  serotonin selektif adalah obat  dengan  keberhasilan  tinggi  dalam  pengobatan  trikotilomania (Ullah et al., 2016) .
Selain  intervensi  bedah  juga  dilakukan  intervensi  medikamentosa  yaitu  rehidrasi  cairan  isotonis dikarenakan  adanya  gangguan  absorbsi  maka  pasien  rentan  terjadi  gangguan  elektrolit,  kemudian diberikan antibiotik broad spektrum untuk profilaksis terjadinya infeksi kemudian dilakukan tindakan dekompresi.(Wang et al., 2016) Mayoritas pasien Sindrom Rapunzel memiliki gangguan psikiatri atau sosial yang  mendasari,  sehingga  tatalaksana  gejala  psikiatri  sangat  penting  disertai follow  up untuk  evaluasi gejala. Pendekatan multidisiplin sangat berperan untuk mencegah terulangnya kondisi tersebut (Emre et al., 2008).

## Komplikasi
Komplikasi trichobezoar meliputi  obstruksi  gastrointestinal  (26%),  perdarahan  (10%),  perforasi, malabsorpsi,  dan  defisiensi nutrisi..  Kondisi  ini  juga  berkaitan  dengan  diare  dan  defisiensi  vitamin  B12, terutama  akibat  pertumbuhan  bakteri  dari  kolonisasi  bezoar.  Beberapa  komplikasi  prosedur  endoskopi antara  lain  ulkus  gaster,  esofagitis,  dan  perforasi esofagus. Jika bezoar tetap dibiarkan  tanpa  pengobatan, tingkat  mortalitasnya  dapat  mencapai  30%  dengan  komplikasi  penyerta  (Wang  et  al.,  2016) . Komplikasi  lainnya  yang  dapat  terjadi  adalah  adanya  pneumoperitoneum  yaitu  udara  bebas  pada peritoneum  menandakan  adanya  perforasi  pada  organ  berongga,  gastric  ulcer  dan  ulcer  pada  usus  yang kemudian jika tidak ditangani dengan tepat dapat menyebabkan peritonitis.  Kemudian hgumpalan rambut bezoar dapat menyebabkan terjadinya ileus obstrutif.

## 3. Metode Penelitian
Jurnal ini merupakan jenis laporan kasus ( case report ) di bagian Anak RSUD Dr.H. Abdoel Moeloek Lampung pada bulan April 2021. Subjek kasus mencakup satu orang pasien berusia 3 tahun dengan miastenia gravis okular juvenil yang di rawat inap di Bangsal Anak Ruang Alamanda. Laporan kasus ini  memberikan  rincian  kasus  seperti  deskripsi  pasien,  riwayat    gejala  dan  tanda,  hasil  pemeriksaan fisik, hasil pemeriksaan tes konfirmasi serta rencana pengobatan.

## 4. Hasil dan pembahasan

## Presentasi Kasus
Seorang  anak  perempuan  berusia  11  tahun,  pasien  rawat  inap  Bangsal  Bedah  Anak  di  Ruang Kemuning    RSUD  Dr.H.  Abdoel Moeloek  dengan  keluhan  nyeri perut tengah atas  seperti  diremas dan  hilang  timbul  pada  saat  timbul  nyeri  pasien  mengatakan  nyeri  tidak  tertahan  namun  ada  fase dimana nyeri membaik disertai kembung pada perut,  sejak 1 minggu yang lalu. mual muntah berisi air dan BAB keras dan sedikit-sedikit disertai rambut. Pasien memiliki kebiasaan memakan rambut sejak  TK  pasien  mengatakan  ia  memakan  rambut  biasanya  dikarenakan  jika  ia  emosi  lalu  pasien memiliki  keinginan  yang  tidak  tertahankan  untuk  mencabut  rambutnya  kemudian  memakannya pasien  mulai  menunjukkan  gejala  nyeri  perut  sejak  kelas  6  SD  namun  hanya  diobati  dengan  obat magh  dan  membaik  namun  terkadang  sering  hillang  dan  timbul  seperti  gejala  magh.  Pada  bulan desember  2019  nyeri  dirasa  makin  memburuk  lalu  pasien  memeriksakan  diri  ke  dokter  umum  dan ditemukan  adanya  benjolan  pada  regio  epigastrium  dan  hipokondrium  sinistra,  setelah  dilakukan penekanan  pada  regio  tersebut  dirasa  nyeri  tekan  (+).  Pasien  masih  bisa  kentut  dan  BAB  namun keras  dan  disertai  adanya  rambut  Lalu  dilakukan  pemeriksaan  USG  dan  CT  Scan  di  RS  Urip Sumoharjo.
Pada pemeriksaan fisik didapatkan. Tanda vital ; tekanan darah 110/70 , denyut nadi 80 x/menit, laju pernapasan  18  x/menit  dan  suhu  aksila  36,7 0C .  Pemeriksaan  abdomen  di  dapatkan  inspeksi  perut kembung  tidak  ditemukan  darm  contur,  darm  steifung  atau  benjolan  pada  auskultasi  didapatkan bising usus normal 20x per menit tidak di dapatkan  metallic sound (-), borborygmi sound (-) pada perkusi di dapatkan timpani pada seluruh lapang abdomen serta pada palpasi di dapatkan nyeri tekan pada daerah hipokondrium kanan dan epigastrium. Pada pemeriksaan penunjang  berupa darah rutin dan elektrolit didapatkan penurunan Hb sebesar 11 gr/dl (11,8-15,0 gr/dL, kalsium 7,8  mg/dl (8,4- 10,2 mg/dl), chlorida 108 mg/dl (97-107 mg/dl).

## Gambar 1. Hasil USG abdomen
Pada  pemeriksaan  USG  di  dapatkan  pemeriksaan  USG  di  dapatkan  Tampak  reverbersi  udara prominen  di  daerah  abdomen  tengah  atas tidak  tampak  jelas  adanya  lesi  hipoekoik/anechoic.  Pada pemeriksaan  doppler  tidak  tampak  lesi  yang  memberikan  flow,  Meteorismus,  tidak  tampak  jelas adanya  massa  intraabdomen,Hepar,  gall  bladder,pancreas,  spleen,  ren,  vesica  urinaria,  uterus  tidak tampak kelainan

## Gambar 2. Hasil CT Scan kontras
Pada pemeriksaan CT Scan kontras di dapatkan hasil gaster: tampak membesar, tampak lesi isodens, tepi ireguler di dalam lumen gaster sampai duodenum, terpisah dari dinding, post kontras tak tampak enhance di dapatkan asites minimal. Tak tampak kelainan di hepar, vesica fellea, pankreas, lien, kedua ren, vesica urinaria dan uterus. Kemudian pasien dilakukan tindakan upper midline laparotomy.
Gambar 3. Trichobezoar disertai ekor yang memanjang ke duodenum
Setelah  dilakukan  tindakan  upper  midline  laparatomy  pasien  mendapat  terapi  pemasangan  NGT, diberikan  antibiotik  metronidazole  IV/12  jam,  Ceftriaxone  1  gram/12  jam,  rehidrasi  RL  20  tpm, konsul spesialis psikiatri untuk rencana selanjutnya

## Pembahasan
Sindrom Rapunzel adalah bentuk trichobezoar yang langka. Hingga 2008, 28 kasus telah dilaporkan dalam  literatur, dengan  fitur  klinis  yang  bervariasi. Trichobezoars  paling  sering  terlihat  pada  wanita (sekitar  90%)  berusia  antara  10  dan  19  tahun  tetapi  hanya  setengah  dari  pasien  ini  adalah  riwayat trichophagia  ditemukan.  Sekitar  30%  pasien  dengan  trikotilomania,  suatu  kondisi  psikologis  yang melibatkan  dorongan  kuat  untuk  mencabuti  rambut,  akan  mengalami  trikofagia.  Dilaporkan  bahwa hanya sekitar 1% pasien yang  mengalami trichophagia akan terus memakan rambut mereka sampai- sampai  mereka  membutuhkan  operasi  pengangkatan(Kajal  et  al.,  2017) . Pada  laporan  kasus  ini berfokus  pada  sindrom  rapunzel  dengan  ekor  rambut  mencapai  duodenum  pada  anak  perempuan berusia 11 tahun disertai dengan trichotillomania.
Trichobezoar  terbentuk  karena  rambut  yang  licin  tertahan  di  lipatan  lambung,  lolos  dari  dorongan peristaltik.  Semakin  banyak  rambut  menumpuk  dan  terjerat  menjadi  bola  dan  mengambil  bentuk perut. Dekomposisi dan fermentasi makanan yang terperangkap sering menyebabkan bezoar(Phillips et al., 1998). Sindrom Rapunzel adalah bentuk trichobezoar yang langka, dan berbagai kriteria telah digunakan  dalam  deskripsinya  dalam  literatur.  Beberapa  mendefinisikannya  sebagai  trichobezoar lambung dengan ekor memanjang hingga jejunum atau lebih; dan beberapa masih mendefinisikannya sebagai  bezoar  dengan  ukuran  berapa  pun  yang  dapat  menyebabkan  obstruksi  usus.  (Nair  &  Nair, 2008) Kedua kriteria ini terpenuhi dalam kasus.
Pasien biasanya asimtomatik sampai trichobezoars mencapai ukuran kritis. Gambaran klinis meliputi: sakit  perut,  mual,  muntah,  cepat  kenyang,  dan  penurunan  berat  badan.  Dalam  kasus  sindrom Rapunzel, ekor di usus dapat memicu gerakan peristaltik,mengakibatkan sakit perut kolik. Naik dkk. di  dalam  ulasan  mereka  menyajikan  manifestasi    paling  umum  dari  Sindrom  Rapunzel:  sakit  perut (37%); mual dan muntah (33,3%); obstruksi (25,9%); dan peritonitis (18,3%). Pasien juga mengalami penurunan  berat  badan  (7,4%),  anoreksia,  hematemesis,  dan  intususepsi  (7,4%).  Pada  pasien  di laporan kasus ini terdapat gejala nyeri pasien mengatakan nyeri tidak tertahan namun ada fase dimana nyeri membaik  sejak 1 minggu yang lalu. mual muntah berisi air dan BAB keras dan sedikit-sedikit disertai  rambut.  Dimana  pada  pasien  sudah  terdapat  gambaran  obstruksi  misalnya  nyeri  perut konstipasi dan mual muntah. Muntah yang terjadi pada pasien muntah berisi  makana dan cairan tidak berwarna  hijau  atau  darah  .  Bila  tidak  berwarna  hijau  muntah  berasal  dari  lambung  atau kerongkongan, kemudian selain muntah  di dapatkan gejala nyeri perut serta pada pemeriksaan fisik di dapatkan perut kembung, adanya massa pada epigastrium dan hipokondrium dekstra dan pada perkusi di  dapatkan  timpani  pada  seluruh  lapang  abdomen  dimana  tanda  tersebut  merupakan  tanda  adanya proses  obstruksi  sehingga  perlu  dipertimbangkan  tatalaksana  bedah  untuk  mengeluarkan  gumpaalan rambut yang menyebabkan obstruksi (Mohite et al., 2008).
Pada  pasien  dilakukan  pemeriksaan  penunjang  berupa  USG  abdomen  dimana  di  dapatkan  dapatkan Tampak  reverbersi  udara  prominen  di  daerah  abdomen  tengah  atas  tidak  tampak  jelas  adanya  lesi hipoekoik/anechoic.  Pada  pemeriksaan  doppler  tidak  tampak  lesi  yang  memberikan  flow, Meteorismus,  tidak  tampak  jelas  adanya  massa  intraabdomen,Hepar,  gall  bladder,pancreas,  spleen, ren,  vesica  urinaria,  uterus  tidak  tampak  kelainan  ,  pencitraan  telah  direkomendasikan  untuk mendeteksi trikobezoar. Radiografi polos abdomen membantu dalam diagnosis obstruksi usus, tetapi memiliki  sensitifitas  dan  spesifitas  kecil  untuk  konfirmasi  trichobezoars(Kajal  et  al.,  2017) Trichobezoar  pada  ultrasonografi  terlihat  seperti  massa  hyperechogenic,  dengan  tepi  bergelombang. Terdapat  multiple  acoustic  interfaces  dikarenakan  terdapat    udara  dan  makanan  yang  terperangkap membatasi ultrasonografi trichobezoars. Pasien juga dilakukan pemeriksaan CT Scan kontras dan di dapatkan  hasil  gaster:  tampak  membesar,  tampak  lesi  isodens,  tepi  ireguler  di  dalam  lumen  gaster sampai duodenum, terpisah dari dinding, post kontras tak tampak enhance di dapatkan asites minimal. Tak tampak kelainan di hepar, vesica fellea, pankreas, lien, kedua ren, vesica urinaria dan uterus. CT scan  sangat berguna dalam mendiagnosis trichobezoars. Trichobezoar terlihat pada CT sebagai massa heterogen  intraluminal  bulat  telur,  menempati  hampir  seluruh  lumen.  Temuan  CT  yang  khas menunjukkan  gelembung  udara  terjebak  dalam  massa.  Dalam  sindrom  Rapunzel,  CT  scan  telah menunjukkan lesi hipodens di perut dengan pola seperti jaring. (Prasad et al., 2018).
Gold standar untuk diagnosis adalah endoskopi saluran cerna bagian atas. Manajemen dan pengobatan bezoar  membutuhkan  pengangkatan  massa  dan  pencegahan  kekambuhan.  Metode  pengangkatan tergantung  pada  konsistensi,  ukuran,  dan  lokasi.  Pada  tahap  awal  pengangkatan  endoskopi dimungkinkan, meskipun demikian harus disediakan untuk trichobezoars kecil. Berbagai metode lain seperti  extracorporeal  shock  wave  lithotripsy,  laser  ignited  mini-explosive  technique,  intragastric administration  of  enzymes  (pancreatic  lipase,  cellulose),  dan  obat-obatan  (metoklopramid, asetilsistein) telah dilaporkan dengan hasil yang bervariasi. (Mohite et al., 2008) Pembedahan terbuka masih  merupakan  pilihan  dari  pengangkatan  trikobezoar  besar  terutama  jika  memiliki  perluasan  ke usus, yang mungkin sulit dengan metode pengobatan lain. Laparoskopi juga telah digunakan dengan keberhasilan yang terbatas. Kekambuhan telah dilaporkan dalam literatur setelah pengangkatan awal bezoar sehingga disarankan untuk tindak lanjut psikiatri jangka panjang. (Pace & Fearne, 2003) Pada pasien  dilakukan  tindakan  upper  midline  laparatomy  yaitu  dilakukan  insisi  pada  bagian  kuadran tengah  atas  abdomen.  Metode  laparotomi  sering  menjadi  metode  pilihan  karena  efektif  dan memungkinkan  pemeriksaan  lebih  cermat  pada  seluruh  traktus  gastrointestinal  serta  jika  ukuran bezoar sudah >20 cm sudah indikasi dilakukan laparatomi. (Rabie et al., 2008).
Tatalaksana  farmakologi  yang  pasien  dapatkan  yaitu  pemasangan  NGT,  diberikan  antibiotik metronidazole IV/12 jam, Ceftriaxone 1 gram/12 jam, rehidrasi RL 20 tpm, konsul spesialis psikiatri. intervensi medikamentosa yaitu rehidrasi cairan isotonis dikarenakan adanya gangguan absorbsi maka pasien  rentan  terjadi  gangguan  elektrolit,  kemudian  diberikan  antibiotik  broad  spektrum  untuk profilaksis terjadinya infeksi kemudian dilakukan tindakan dekompresi.(Wang et al., 2016) .

## 5. Kesimpulan dan Saran
Rapunzel  sindrom  adalah  jenis  trikobezoar  yang  sangat  jarang,  diagnosis  trikobezoar  hanya dimungkinkan  denga  pencitraan.  Sampai  saat  ini  pengobatan  yang  paling  efektif  adlah intaroperatif. Semua  pasien  trochobezoar  disarankan  untuk  konsultasi  ke  psikiater  dikarenakan  masih  tingginya angka  rekurensi  setelah  tindakan  pengangkatan  operatif..  Prevalensi  kasus  sindrom  Rapunzel  yang sangat  langka  menjadikan  alasan  utama  penulis  tertarik  untuk  membuat  laporan  kasus  ini  dalam melatih keterampilan penilaian klinis.

## Referensi
Chana,  R.,  &  Kumar,  R.  (2004).  Gastrointestinal  bezoars  in  children  with  special  reference  to recurrent trichobezoar. Journal of Indian Association of Pediatric Surgeons, 9(1), 25.
Coulter, R., Antony, M. T., Bhuta, P., & Memon, M. A. (2005). Large gastric trichobezoar in a normal healthy  woman:  case  report  and  review  of  pertinent  literature.  Southern  medical  journal, 98(10), 1042-1044.
Dixit,  A.,  Raza,  M.  A.,  &  Tiwari,  R.  (2016).  Gastric  trichobezoar  with  Rapunzel  syndrome:  A  case report. Journal of Clinical and Diagnostic Research: JCDR, 10(2), PD10.
Duncan, N. D., Aitken, R., Venugopal, S., West, W., & Carpenter, R. (1994). The Rapunzel syndrome. Report of a case and review of the literature. The West Indian medical journal, 43(2), 63-65. Emre,  A.  U.,  Tascilar,  O.,  Karadeniz,  G.,  Irkorucu,  O.,  Karakaya,  K.,  &  Comert,  M.  (2008).  Rapunzel syndrome of a cotton bezoar in a multimorbid patient. Clinics, 63, 285-288.
Fernández-López, A.-J., González-Valverde, F. M., & Rodenas-Moncada, J. (2014). Trichophagia and trichobezoar. Cirugía Española, 92(6), 448-449.
Frey, A. S., McKee, M., King, R. A., & Martin, A. (2005). Hair apparent: Rapunzel syndrome. American Journal of Psychiatry, 162(2), 242-248.
Gonuguntla,  V.,  &  Joshi,  D.-D.  (2009).  Rapunzel  syndrome:  a  comprehensive  review  of  an  unusual case of trichobezoar. Clinical medicine & research, 7(3), 99-102.
Gorter, R., Kneepkens, C., Mattens, E., Aronson, D., & Heij, H. (2010). Management of trichobezoar: case report and literature review. Pediatric surgery international, 26(5), 457-463.
Hirugade, S., Talpallikar, M., Deshpande, A., Gavali, J., & Borwankar, S. (2001). Rapunzel syndrome with a long tail. The Indian Journal of Pediatrics, 68(9), 895-896.
Kajal, P., Bhutani, N., Tyagi, N., & Arya, P. (2017). Trichobezoar with and without Rapunzel syndrome in  paediatric  population:  A  case  series  from  a  tertiary  care  centre  of  Northern  India. International journal of surgery case reports, 40, 23-26.
Kesuma,  S.  K.  (2009).  Gambaran  Tingkat  Kecemasan  Mahasiswa  Kedokteran  yang  Mengikuti  Uji Kompetensi  Mahasiswa  Program  Profesi  Dokter  di  Fakultas  Kedokteran  Universitas Tanjungpura Tahun 2017. Jurnal Mahasiswa PSPD FK Universitas Tanjungpura, 3(2).
Mohite, P. N., Gohil, A. B., Wala, H. B., & Vaza, M. A. (2008). Rapunzel syndrome complicated with gastric perforation diagnosed on operation table. Journal of Gastrointestinal Surgery, 12(12), 2240-2242.
Naik, S., Gupta, V., Naik, S., Rangole, A., Chaudhary, A. K., Jain, P., et al. (2007). Rapunzel syndrome reviewed and redefined. Digestive surgery, 24(3), 157-161.
Nair, M., & Nair, B. (2008). A rare presentation of Rapunzel syndrome manifesting in the immediate post-appendicectomy period. The Internet Journal of Surgery, 14(2).
Pace,  A.  M.,  &  Fearne,  C. (2003).  Trichobezoar  in  a 13 year old  male:  a case  report  and  review  of literature.
Phillips,  M.  R.,  Zaheer,  S.,  &  Drugas,  G.  T.  (1998).  Gastric  trichobezoar:  case  report  and  literature review. Paper presented at the Mayo Clinic Proceedings.
Prasad, A., Jain, A., Gupta, A., & Kamra, A. (2018). Trichobezoar: ravenous for hair. Euroasian Journal of Hepato-gastroenterology, 8(1), 97.
Rabie,  M.  E.,  Arishi,  A.  R.,  Khan,  A.,  Ageely,  H.,  El-Nasr,  G.  A.  S.,  &  Fagihi,  M.  (2008).  Rapunzel syndrome: the unsuspected culprit. World journal of gastroenterology: WJG, 14(7), 1141.
Sadock,  B.  (2015).  Kaplan  &  Sadock’s  Comprehrensive  Textbook  of  Psychiatry,  9th  edn.,  Wolster Kluwer: Lippincott Williams and Wilkins, Philadelphia, PA.
Ullah,  W.,  Saleem,  K.,  Ahmad,  E.,  &  Anwer,  F.  (2016).  Rapunzel  syndrome:  a  rare  cause  of hypoproteinaemia and review of literature. Case Reports, 2016, bcr2016216600.
Vaughan Jr, E., Sawyers, J., & Scott Jr, H. (1968). The Rapunzel syndrome. An unusual complication of intestinal bezoar. Surgery, 63(2), 339-343.
Wang, Z., Cao, F., Liu, D., Fang, Y., & Li, F. (2016). The diagnosis and treatment of Rapunzel syndrome. Acta Radiologica Open, 5(11), 2058460115627660.