第42回滋賀県医学検査学会特集号 投稿論文症例

唾液腺多形腺腫由来癌の１例○西野万由美１）、宮元伸篤１）、古賀

１）市立長浜病院

中央検査技術科

２）市立長浜病院

病理診断課〒526-8580一也１）、岡本明子１）、新川由基１）、黒澤学２）、沢田眞治２）

長浜市大戌亥町313

Key words
多形腺腫由来癌、唾液腺導管癌、穿刺吸引細胞診【要約】

多形腺腫由来癌（carcinoma ex pleomorphic adenoma）は，長期間放置された多形腺腫や再発を繰り返した多形腺腫に発生しやすいとされている。今回顎下腺に発生した多形腺腫由来癌の症例を報告する。
症例：60代男性、３年前より無痛の頚部しこりを自覚していたが、放置していた。腫瘤の腫大を自覚し当院を受診され、右顎下部に触診上弾性硬な無痛性腫瘤を認めた。エコー検査にて32×26×15mm大の一部不整のある結節がみられ、内部エコー像の異なる複数箇所からの穿刺吸引細胞診が行われた。採取された穿刺材料から、多形腺腫成分と癌腫成分が認められ多形腺腫由来癌を推定病変として報告した。切除後の病理組織診断は多形腺腫由来癌であった。画像所見の異なる複数箇所からの十分量の検体採取が病変の推定に不可欠と感じた症例であった。

I はじめに

現病歴：４年前より頚部に無痛のしこりを自覚していたが放置していた。２年ほど前より増大傾向

多形腺腫由来癌は既存の多形腺腫内に発生したを認めてきたため当院を受診された。

癌腫で、長期間変化のなかった唾液腺腫瘤が急速に増大、潰瘍形成、顔面神経麻痺、疼痛等を来すとい

画像所見：CT画像では右顎下腺に径約３cm大のう臨床所見を呈する。発生年齢は多形腺腫に比べて石灰化を伴う腫瘤を認めた。腺外に突出する部分が高く50から70歳代で、女性にやや多い。全唾液腺悪みられ（Figure １a）、境界の一部が不明瞭であっ１）性腫瘍の約10％を占める 。癌腫成分は大抵の場合た。エコー画像では32×26×15大の一部に不整のあ高悪性度癌であり、唾液腺導管癌であることが最もる結節を認め、円形から楕円形で内部エコーは均

２）多く、ほかに筋上皮癌や腺癌NOSなどがみられる 。

一、境界は比較的明瞭な結節影①と連続している不

今回我々は、病変を推定するにあたり複数箇所から整形で、内部エコーは不均一、高輝度エコーのあるの検体採取の重要性を再認識した多形腺腫由来癌

境界不明瞭な結節影②の２か所（Figure １b）からを経験したので報告する。

穿刺吸引細胞診が行われた。

【細胞所見】

II症例１）類円形から紡錘形の細胞が小から大型集塊で出患者：60代男性

現、集積性を伴う筋上皮系細胞の集塊がみら

主訴：右顎下部腫脹

れ、 周 囲 へ 穏 や か に ば ら け る 像 を 認 め た

既往歴：糖尿病（Figure ２）。類円形の偏在核を有する形質細2

滋賀医学検査Vol10.No1

第42回滋賀県医学検査学会特集号 投稿 論 文②Figure １aCT画像①

Figure １bエコー画像（①境界明瞭、②境界不明瞭）

胞様の筋上皮細胞と、ライトグリーン淡染性からヘマトキシリン色の紫色に染まる粘液腫様間質がみられ（Figure ３）、ギムザ染色で異染性を認め多形腺腫疑いとした。
２）リンパ球や好中球はみられるが壊死のない比較的きれいな背景に核密度の高い重積ある集塊であった。N／C比の高い楕円形から紡錘形の核をもつ細胞集塊を認め，クロマチンは微細で著明な核小体を有し、核異型も強く悪性とした

Figure ２ ×10（Pap.stain）
集積性を伴う腫瘍性筋上皮細胞と周囲への穏やかにばらける像を示す（Figure ４）。

【肉眼像】
摘出組織では、エコー画像で見られた結節影①、②と同様と考えられる腺腫と癌腫の領域が確認された（Figure ５）。

【組織像】
軟骨様基質と二相性を呈する腺管構造がみられる（筋上皮系細胞と腺細胞の二相性）。腺管を形成する管腔細胞と多彩な形態を示す筋上皮系細胞、また粘液腫様間質、軟骨様基質がみられることから多形腺腫と診断された（Figure ６）。

Figure ３ ×40（Pap.stain）
類円形の核を有する腫瘍性筋上皮細胞と粘液腫様間質密な腺管構造がみられ細胞質は微細顆粒状好酸性、類円形の核に核形不整を認めた。乳癌に類似した腺管構造を呈していた（Figure ７）。壊死は確認できなかった。
免疫染色ではGCDFP-15，Mammaglobin，Anti-Androgen Receptor（AR）が陽性を示すこと
から癌腫成分は唾液腺導管癌と考えられた。多形腺滋賀医学検査Vol10.No1

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第42回滋賀県医学検査学会特集号 投稿論文

腫と連続性があり、多形腺腫の腺管構築内に上皮内進展が認められ多形腺腫由来癌と診断された。多形腺腫、唾液腺導管癌全体を計測し腫瘍の最大径は約28mmで、多形腺腫に由来する線維性被膜を超えた癌腫成分の浸潤像は確認されなかった。

Figure ４ ×40 （Pap.stain）
N／C比の高い楕円形から紡錐形の核をもつ細胞集塊
多形腺腫由来癌（赤点内）
多形腺腫（緑点内）
Figure ５摘出材料

Figure ６ ×10（HE stain）
粘液腫様間質と筋上皮系細造

Figure ７ ×10（HE stain）
密な腺管構造で核肥大、核形不整を認める×40（HE stain）
二相性を呈する腺管構造×40（HE stain）

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第42回滋賀県医学検査学会特集号 投稿 論 文III考察癌，未分化癌，唾液腺導管癌などの高悪性度癌）、

多形腺腫由来癌は既存の多形腺腫内に発生した癌腫瘍径（2.5 cm以上）、癌腫の占拠率（50％以上）腫である。発生部位は耳下腺（67％）
、小唾液腺などが知られている。再発率は40〜50％で、再発例（18％，特に口蓋）、顎下腺（15％）
、舌下腺（１％の死亡率は高い３）５）。

以下）と報告されている３）５）。好発年齢は多形腺腫

多形腺腫由来癌の治療法は、進展範囲に応じた外のピークより10年以上遅い50から70歳代にあり、性科切除が第一選択である。放射線治療は術後照射と別では多形腺腫と同様に女性にやや優位とする報告して行われることが多く、その適応としては、癌腫が多い３）。臨床像は特徴的で、長期間変化のなかっが高悪性度の場合、実質内や近隣組織への浸潤、頚た可動性良好な唾液腺腫瘍が周囲組織との癒着、潰部リンパ節転移、術前からの顔面神経麻痺が認めら瘍形成、疼痛などの臨床症状を伴って急速に増大すれた場合などで通常40〜60 Gy照射される５）６）。

る１）３）。本症例は60代の男性で４年前より頚部に腫本症例では、術後放射線療法がなされ２年半経過

瘤を自覚、無痛性で顔面神経麻痺はなかったが、２した現在まで、再発、転移はなく経過良好である。

年 ほ ど 前 よ り 増 大 傾 向 を 認 め る よ う に な っ た。

唾液腺の穿刺吸引細胞診は検体が十分採取されたFigure １bに示したエコー像で、円形から楕円形の場合には正診率は一般的に90％前後とされている。

内部均一な境界明瞭の結節影①と、不整形で内部不唾液腺腫瘍は硬く、検体が採取されにくい場合があ均一な境界不明瞭の結節影②がみられ、エコー像のるので、十分検体を得るために、できれば針をとり異なる２か所からの穿刺吸引細胞診が行われた。①

かえて２回以上吸引することが望ましい７）。細胞診

では多形腺腫の所見が認められ、②では①とは異な断は腫瘍内の採取部位に左右されるので、検体採取り異型の強い細胞が確認されたため、悪性の病変をが最重要となる。既存の唾液腺腫瘍の急激な増大な推定することが可能であった。組織像も同様に①でど、多形腺腫由来癌に特徴的な臨床像を呈する症例

は粘液腫様間質や軟骨様基質、二相性を呈する腺管では複数の部位から十分量の検体を採取する必要がや多彩な筋上皮系細胞から多形腺腫と診断され、②ある３）。多形腺腫由来癌は種々多彩な癌腫成分を生では壊死像は確認できなかったが、密な腺管構造、じるため、癌腫成分と多形腺腫成分の双方が細胞診肥大した核形不整を伴う核がみられた。GCDFP-

標本上で明確に認識されることが少なく、的確な組15,Mammaglobin，ARが陽性を示すことから癌腫織型推定は難しい８）。典型例では、明らかな上皮性成分は唾液腺導管癌と診断された。線維性皮膜を超悪性腫瘍と腺腫成分（良性上皮細胞や粘液腫様間質えた浸潤はなく、非浸潤型であった。など）が見られ、悪性細胞は癌腫の組織型に対応し多形腺腫由来癌の癌腫成分は腺癌NOSから唾液た細胞像を示し、高悪性度の頻度が高く良悪の鑑別

腺導管癌（salivary duct carcinoma:SDC）や筋上皮は容易であることが多い。軽度異型性しか示さない癌（myoepithelial carcinoma）、扁平上皮癌、未分場合には、異型を伴う多形腺腫との鑑別は困難ない化癌まで多様なものが生じるとされ、極めてまれなし不可能であるが、特徴的な臨床像を呈する症例でがら多形腺腫の悪性化によって生じた癌肉腫は、軽度の細胞異型も無視するべきではない。また、（carcinosarcoma）の記載もある。頻度の高い癌腫

そのような症例で典型的な多形腺腫の細胞像しかみ成分としてはSDC、筋上皮癌であり、多形腺腫の悪られない場合は、多形腺腫由来癌の腺腫部分を観察

４）性化が疑われた場合常に考慮の必要がある 。予後している可能性を考えておくべきでる３）。本症例で因子としては浸潤の程度が最も重要で、非浸潤型、は、エコー画像にて連続する結節から異なるエコー微小浸潤型（被膜から1.5 mm以下の浸潤）、浸潤型所見が得られ、穿刺吸引細胞診は２か所から検体採（1.5 mmを超える浸潤）に分類され、前２者の予後取することで、診断が可能となった。複数箇所からは極めて良好である１）４）。その他組織型（低分化腺の十分量の検体採取と多形腺腫由来癌の可能性を考滋賀医学検査Vol10.No15第42回滋賀県医学検査学会特集号 投稿論文３）横山繁夫：「多形腺腫由来癌」，唾液腺腫瘍アト

慮しながら細胞観察を行うことの重要性を感じた症

ラス,130-133,日本唾液腺学会（編），金原出版例であった。

株式会社，東京,2007.

IV結語４）原 田博史,河原明彦：「多形腺腫由来癌」，唾液
腺腫瘍の組織診・細胞診

今回我々は、複数の穿刺材料から多形腺腫成分とコンサルテーション

癌腫成分が認められ多形腺腫由来癌を推定病変とし症例に学ぶ実践的診断法,230-244,株式会社メジて報告することが可能であった症例を経験した。多カルビュー社，東京,2018.

形腺腫由来癌は腺腫成分と癌腫成分の割合が症例に５）大竹史浩,他：「頬部に発生した多形腺腫由来癌

よって様々であるので、多形腺腫由来癌の可能性をの１例」，日本口腔腫瘍学会誌,2013;25（４）:207-

考慮しながら細胞観察を行うことと、所見の異なる

212.
６）木下浩二,他：「顎下部に発生した多形腺腫由来複数箇所からの十分量の検体採取の重要性を再認識

癌 の １ 例 」， 日 本 口 腔 外 科 学 会 雑 誌,2009;55

した。

（８）:424-427.

■文献１）横山繁夫：「唾液腺７）樋口佳代子：「唾液腺穿刺吸引細胞診の見方」，甲状腺・唾液腺腫瘍病変」，細胞診ガイド

博彦（編），株式会社金芳堂，京都,1993.

ライン５消化器2015年版,94-109,日本臨床細胞

８）河原明彦：「頭頚部穿刺吸引細胞診」，頭頚部・学会（編），金原出版株式会社，東京,2015.

口腔アトラス,148-167,山本浩嗣,福成信博,亀山香２）長尾俊孝：「唾液腺癌の病理学的悪性度の評価」，
頭頚部腫瘍Ⅰ唾液腺腫瘍

細胞診アトラス,113-121,山邉織,北村隆司（編），太田秀一（監），株式会社

腫瘍病理鑑別診断ア

医療科学社，東京,2009.

ト ラ ス,187-195,森 永 正 二 郎,高 田 隆,長 尾 俊 孝（編）文光堂，東京,2015.

6滋賀医学検査Vol10.No1