日呼吸誌●症

11（5），2022

275

例

好酸球性胃腸炎を合併したアレルギー性気管支肺真菌症の 1 例
尾下豪人

緒方美里

井上亜沙美

佐野由佳

吉岡宏治

池上靖彦

要旨：症例はアレルギー性気管支肺真菌症寛解中の 54 歳女性．心窩部痛で発症し，胃に巨大な潰瘍性病変を認めた．ピロリ除菌療法，非ステロイド性抗炎症薬中止にもかかわらず再発した．胃粘膜の生検組織には高度な好酸球浸潤を認めたため，好酸球性胃腸炎と診断した．その後，アレルギー性気管支肺真菌症の再燃をきたし，ステロイド投与を要した．呼吸器アレルギー診療においては，他臓器のアレルギー疾患の合併にも注意し，腹部症状を認めた場合には好酸球性消化管疾患を検索する必要がある．
キーワード：アレルギー性気管支肺真菌症，好酸球性消化管疾患，好酸球性胃腸炎，胃潰瘍
Allergic bronchopulmonary mycosis (ABPM), Eosinophilic gastrointestinal diseases (EGIDs),
Eosinophilic gastroenteritis (EGE), Gastric ulcer緒

言

薬の内服投与を終了した後は，気管支拡張症と気管支喘息に対してマクロライド少量投与や吸入ステロイド薬なアレルギー性気管支肺真菌症（allergic bronchopulmo-どで加療され，呼吸器症状は落ち着いていた．20XX年 4nary mycosis：ABPM） は， 気道内に腐生した真菌に月から心窩部痛を自覚し，6 月に上部消化管内視鏡検査

よって引き起こされるアレルギー性気道・肺疾患であを施行され，胃体部後壁に潰瘍性病変を指摘された．腰る1）．一方，好酸球性消化管疾患（eosinophilic gastroin-痛に対して内服していた非ステロイド性抗炎症薬（non-testinal diseases：EGIDs）は，食物などに対するアレル

steroidal anti-inﬂammatory drugs：NSAIDs）を中止し，ギーによって好酸球が消化管組織を傷害し，機能不全をヘリコバクター・ピロリ除菌治療を受けて除菌が確認さ起こす疾患の総称である．食道に病変が限局する好酸球れた．心窩部痛が持続し，10 月の定期受診時に黒色便の性食道炎と，全消化管に起こり得る好酸球性胃腸炎（eo-訴えがあったため，精査加療目的で入院した．

sinophilic gastroenteritis：EGE）に大別される2）3）．

常用薬：クラリスロマイシン（clarithromycin：CAM），

我々はABPM寛解中にEGEによる胃潰瘍を発症した1 例

ゾルピデム（zolpidem），エカベト Na（ecabet sodium），を経験した．アレルギー診療においては，臓器横断的なチキジウム（tiquizium），アルプラゾラム（alprazolam），観察・評価が求められることを示す症例として報告する．

酸化マグネシウム，クエン酸第一鉄 Na（sodium ferrous症

例

患者：54 歳，女性．
主訴：心窩部痛．
現病歴：20XX−15 年 7 月に湿性咳嗽で当院を受診し，citrate），ツロブテロール（tulobuterol）テープ，サルメテロール/フルチカゾン（salmeterol/ﬂuticasone） 吸入薬，ジエノゲスト（dienogest），六君子湯．
アレルギー歴：エソメプラゾール（esomeprazole）で薬疹．

粘液栓，中枢性気管支拡張，非特異的 IgE高値（1,870 IU/既往歴：外傷性脳挫傷，てんかん．

mL）などから ABPM が疑われ，ステロイド薬，抗真菌

家族歴：特記事項なし．

薬による治療を受けた．20XX−14 年 11 月にステロイド

生活歴：喫煙なし．飲酒なし．
入院時身体所見：体温 36.3℃，血圧 123/85 mmHg，脈連絡先：尾下 豪人〒 730‒0822 広島県広島市中区吉島東 3‒2‒33
国家公務員共済組合連合会吉島病院呼吸器内科（E-mail: oshita1978@gmail.com）（Received 4 Apr 2022/Accepted 25 May 2022）

拍 98 回/分・整．呼吸数 18 回/分，SpO2 98％（室内気）．
胸部聴診では心雑音はなく，呼吸音も清．腹部診察では心窩部，右下腹部に圧痛あり．筋性防御なし．四肢の運動・感覚に異常はなく，皮膚病変も認めなかった．
入院時検査所見：血液検査（Table 1）では好酸球増

276

日呼吸誌

Table 111（5），2022

Laboratory dataOct, 20XX
Hematology
WBC
9,710 /μL
Neu
62.0 %
Ly
15.0 %
Mo
4.0 %Eo
18.4 %
RBC
464×104 /μL
Hb
9.0 g/dL
Ht
32.5 %
Plt
43.6×104 /μL

Apr, 20XX＋1

Biochemistry and serology
TP
6.9 g/dLAlb
3.5 g/dL
AST
10 U/LALT
5 U/L
LDH（JSCC）
189 U/L
BUN
6.9 mg/dL
Cre
0.73 mg/dL
Na
141 mmol/L
K
4.4 mmol/L
Cl
107 mmol/L
CRP
5.1 mg/dL
Ferritin26.7 ng/mL
Fe
51 μg/dL
KL-6474 U/mL
PR3-ANCA＜1.0 U/mL
MPO-ANCA＜1.0 U/mL

A

Total IgE
Speciﬁc IgEHouse dust
Cedar
Cypress
MugwortPeanuts
Cowʼs milk
Rice
Egg white
Soy bean
SalmonWheat

830 IU/mL
22.4 UA/mL
9.6 UA/mL
4.8 UA/mL
15.9 UA/mL
23.9 UA/mL
67.2 UA/mL
4.2 UA/mL
10.2 UA/mL
10.5 UA/mL
9.5 UA/mL
8.9 UA/mL
9.0 UA/mL
6.7 UA/mL
5.7 UA/mL
5.5 UA/mL
2.3 UA/mL

B

Fig. 1 Computed tomography (CT). (A) Chest CT showed central bronchiectasis in both lungs. (B)
Abdominal contrast-enhanced CT revealed gastric wall thickening (yellow arrows).

多，小球性貧血，CRP 高値を認めた．心電図検査では異部は瘢痕化していた（Fig. 2B）ため，十分な期間の治療常を認めなかった．

によって治癒が得られたと判断し，4 月にボノプラザン

入院時画像所見：胸部 CT では両肺に多数の嚢胞状気を中止した．しかし，心窩部痛が再燃したため，ボノプ

管支拡張を認めたが，以前からの悪化はなかった（Fig.

ラザン中止から 2 週間後に上部消化管内視鏡検査を再検

1A）． 腹部造影 CT では胃壁が全周性に肥厚していたしたところ，体中部後壁の瘢痕部は発赤し，10 mm 大の（Fig. 1B）．その他の腹部臓器に異常を認めなかった．上潰瘍も認めた（Fig. 2C）．潰瘍辺縁部からの生検検体の部消化管内視鏡検査では胃体部の後壁から大弯にかけて

病理組織学的検査では，胃粘膜内に 100/HPF以上の著明40 mm 大の潰瘍性病変を認めた（Fig. 2A）．

な好酸球浸潤を認め（Fig. 3），EGE と診断した．ボノプ

臨床経過：ボノプラザン（vonoprazan）20 mg/日の内ラザンを再開し， フェキソフェナジン（fexofenadine）服投与，鉄剤の静脈投与を開始した．潰瘍辺縁および潰120 mg/日を開始したところ，心窩部痛は軽快した．ま瘍底からの生検検体の病理組織学的検査では悪性所見はた，特異的 IgE を測定し（Table 1），陽性所見を認めたなく，胃粘膜内に好中球，リンパ球，好酸球を主体とす

食物の摂取を避けるように指導した．20XX＋3 年 3 月にる炎症細胞浸潤を認めた．心窩部痛は軽快したため退院

は発熱，湿性咳嗽が悪化し，胸部 CT（Fig. 4）で両肺下とした．20XX＋1 年 3 月の上部消化管内視鏡検査で潰瘍葉に粘液栓が出現し，血液検査で好酸球増多，非特異的好酸球性胃腸炎を合併した ABPM

A277

BC

Fig. 2 Gastrointestinal endoscopy. (A) Endoscopic ﬁndings revealed a giant ulcer in thegastric body. (B) The ulcerative lesion had been in the healing stage. (C) Endoscopicﬁndings after discontinuation of vonoprazan revealed mucosal erosion and recurrenceof the ulcer.

考察

本症例では気管支鏡検査が未施行のため原因真菌を同定できていないが，2019 年に作成された ABPMの診断基準 4）に照らすと，気管支喘息，末梢血好酸球数 500/μL以上，血清総 IgE 値 417 IU/mL 以上，中枢性気管支拡張，気管支内粘液栓，粘液栓内の濃度上昇の 6 項目を満たし，
ABPMの確定診断となった．ABPM寛解中に胃潰瘍を合併し，NSAIDs 中止やピロリ除菌にもかかわらず再燃した．胃粘膜生検にて高度な好酸球浸潤が確認できたためEGEと診断した．初回生検時も好酸球の浸潤は指摘されたものの，潰瘍発生から時間が経過していたためか，好Fig. 3 Histopathological ﬁndings revealed dense eosinophil inﬁltration in the mucosa.

中球やリンパ球の浸潤も目立ち，EGEの診断には至らなかった．
EGE患者の半数は何らかのアレルギー疾患を有しており，なかでも気管支喘息が最も多い5）．我々が検索し得

IgE 上昇（3,530 IU/mL） を認め，ABPM 再燃と診断した限りで ABPM 合併例の報告は 1 報 6）のみだが，呼吸器た．プレドニゾロン（prednisolone：PSL）30 mg/日を科医の間で EGIDs の認知度が低いことによる未診断例開始したところ，粘液栓は消失し，その他の臨床所見もや，ABPMへのステロイド投与によって発症が抑制され改善した．PSL は 3 mg/日まで漸減し，ボノプラザンをている症例が存在する可能性がある．アレルギー素因を継続したところ，ABPM，EGEともに再燃なく経過した．

有する患者においては，複数臓器のアレルギー疾患が同時性あるいは異時性に合併し得るため，臓器横断的な観278

日呼吸誌

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Fig. 4 Chest CT at the time of recurrence of ABPM showed mucus plugs containing high attenuation areas in the lower lobes of both lungs.

察・評価が求められる．

著者の COI（conﬂicts of interest）開示：本論文発表内容に本症例を， 好酸球性多発血管炎性肉芽腫症（eosino-関して申告なし．

philic granulomatosis with polyangiitis：EGPA） と引用文献

ABPMの合併と捉える考えもあり得る．両疾患の合併例
はこれまでも散見される7）．EGEとして加療されるも，後に皮膚病変の顕在化から EGPA と判明した症例も報告されている8）．本症例は，神経症状や皮膚症状などの血管炎

1）Asano K, et al. Allergic bronchopulmonary mycosis̶ pathophysiology, histology, diagnosis, and treatment. Asia Pac Allergy 2018; 8: e24.

症状を認めなかったこと，胃粘膜生検で血管炎や肉芽腫

2）Kinoshita Y, et al. Eosinophilic gastrointestinal dis-の所見を認めなかったこと，EGPA に伴う潰瘍病変の典

eases: the pathogenesis, diagnosis, and treatment.

型例は多発性であること ，ANCA 陰性であったことかIntern Med 2021. doi: 10.2169/internalmedicine.

9）

ら，EGPA ではなく，EGE と ABPM の合併例と判断した．しかし，EGPA における ANCA の陽性率は 50％程
度 10）であり，また，消化管粘膜の生検では血管炎所見を検出できないことも多いため，EGPAは否定しきれない．
神経・皮膚症状や心病変など，血管炎を示唆する所見が顕在化しないかどうか，長期的な経過観察が必要と考えている．
EGE に対してはステロイド薬が使用され11），多くの症例が反応するが，抵抗性の症例や再燃例も少なくない12）．

8417-21.
3）三代

剛，他．好酸球性消化管疾患の診断と治療．
日薬理誌 2018；152：175‒80．

4）Asano K, et al. New clinical diagnostic criteria forallergic bronchopulmonary aspergillosis/mycosis
and its validation. J Allergy Clin Immunol 2021; 147:
1261‒8.
5）Kinoshita Y, et al. Clinical characteristics of Japanese patients with eosinophilic esophagitis and eo-

ロイコトリエン受容体拮抗薬やヒスタミン H1 受容体拮抗

sinophilic gastroenteritis. J Gastroenterol 2013; 48:
333‒9.

薬などの抗アレルギー薬のほか13）14），アレルゲン除去食

6）Bumbacea RS, et al. Allergic bronchopulmonary as-が試されることもある ．本症例では，カリウムイオン

pergillosis associated with eosinophilic gastroen-14）

競合型アシッドブロッカー，ヒスタミン H1 受容体拮抗薬，食事指導によって EGEは軽快した．潰瘍の治癒が遷延することを危惧したため当初ステロイド薬は使用しなかったが，ABPM 再燃に対して PSL を開始したところ，EGE は長期間再燃を認めていない．
以上，EGEを合併した ABPMの 1 例を報告した．呼吸器アレルギー診療においては他臓器のアレルギー疾患の合併にも注意し，腹部症状を認めた場合には EGIDsを検索するべきである．
謝辞：本論文の執筆にあたりご指導をいただいた，当院院長の山岡直樹先生に深謝します．

teritis. J Investig Allergol Clin Immunol 2015; 25:380‒1.
7）Ishiguro T, et al. Combined allergic bronchopulmonary aspergillosis and eosinophilic granulomatosis
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8）Itawaki A, et al. Eosinophilic granulomatosis withpolyangiitis initially diagnosed as eosinophilic gastroenteritis. Intern Med 2020; 59: 1029‒33.
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10）Sada KE, et al. A nationwide survey on the epidemi-

好酸球性胃腸炎を合併した ABPM

279

2011; 9: 950‒6.

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13）Friesen CA, et al. Clinical eﬃcacy and pharmacoki-Mod Rheumatol 2014; 24: 640‒4.

netics of montelukast in dyspeptic children with11）山田佳之．好酸球性消化管疾患．アレルギー 2020；
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12）Pineton de Chambrun G, et al. Natural history of eo-14）木下芳一．好酸球性消化管疾患の診断と治療．日内
会誌 2018；107：438‒45．

sinophilic gastroenteritis. Clin Gastroenterol Hepatol

Abstract

A case of allergic bronchopulmonary mycosis with eosinophilic gastroenteritis
Hideto Oshita, Misato Ogata, Asami Inoue,
Yuka Sano, Koji Yoshioka and Yasuhiko Ikegami

Department of Respiratory Medicine, Federation of National Public Serviceand Aﬃliated Personnel Mutual Aid Associations, Yoshijima Hospital
A 54-year-old woman whose allergic bronchopulmonary mycosis (ABPM) was in remission developed epigastric pain and was revealed to have a giant ulcerative lesion in the stomach. The gastric ulcer recurred despite
eradication therapy and discontinuation of the non-steroidal anti-inﬂammatory drug. The biopsy tissue of the gastric mucosa showed a high degree of eosinophil inﬁltration, and she was diagnosed with eosinophilic gastroenteritis. Later, she had a recurrence of ABPM and needed administration of steroids. In themedical treatment of allergic respiratory disease, attention should be paid to complications caused by allergic diseases in other organs. If abdominal symptoms are observed, the possibility of eosinophilic gastrointestinal diseases should be considered.