日呼吸誌●症5（5），2016279

例

治療反応性に乏しい喘鳴と慢性咳嗽の原因が食道アカラシアであった 1 例
平井邦朗ａ,ｂ

小田成人ａ

五藤哲ｃ

村上雅彦ｃ

相良博典ｂ

要旨：症例は 17 歳，男性．喘鳴と慢性咳嗽を主訴に近医を受診し喘息と診断された．約 1 年間吸入ステロ
イド薬/吸入長時間作用性β2 刺激薬配合剤による治療が行われたが，反応性に乏しいため山梨赤十字病院に紹介受診した．胸部 X 線撮影とスパイロメトリーから器質的な気道狭窄が疑われ，精査の結果食道アカラシ
アと診断，外科的手術療法により喘鳴と咳嗽は消失した．食道アカラシアは呼吸器症状を引き起こしうる疾患であり，治療反応性に乏しい患者を診療した際には食道アカラシアを鑑別疾患として考える必要がある．
キーワード：食道アカラシア，気管支喘息，慢性咳嗽，喘鳴，呼吸機能検査
Esophageal achalasia, Bronchial asthma, Chronic cough, Wheeze, Lung function test緒

現病歴：10 歳で喘息と診断され治療を受けていたが，言症状の消失により通院を自己中断していた．12 歳から嚥

食道アカラシアは消化器症状以外に呼吸器症状を呈し下時の違和感を自覚し麺類を好んで摂取していた．食後うる疾患 であるが，その有病率の低さや呼吸器疾患での胸焼けも自覚していたため上部消化管内視鏡検査を受はないことから喘鳴や咳嗽の鑑別疾患に挙がりにくい2）．

けたが異常所見は指摘されなかった．16 歳時に再度，咳

食道アカラシアは喘息や逆流性食道炎と診断されうるだ

嗽と喘鳴を認めたため喘息の診断でサルメテロールキシ

けでなく ，誤嚥性肺炎や慢性咳嗽の原因にもなりう

ナホ酸塩/フルチカゾンプロピオン酸エステル配合吸入る4）〜6）．さらに，食道アカラシアの診断の遅れは患者の薬（salmeterol xinafoate/ﬂuticasone propionate）の中用

1）

3）

．

量と，モンテルカスト（montelukast）10 mg/日による

今回我々は，治療反応性の乏しい呼吸器症状を認めた場治療が開始された．約 1 年間の治療を継続したが症状の合，食道アカラシアを喘息診療におけるピットフォール改善に乏しいため当院を紹介受診した．

QOL を著しく低下させ，時に致命的な状態になる

7）〜9）として認識しておく必要性と，胸部 X 線撮影やスパイロ

入 院 時 現 症： 身 長 170 cm， 体 重 43 kg，body mass

メトリーが本疾患を疑う契機となることを経験したのでindex（BMI）14.8 kg/m2，血圧 102/54 mmHg，脈拍 103報告する．

回/min，体温 35.8℃，動脈血酸素飽和度（SpO2）97％症

例（室内気），意識清明．眼球結膜，眼瞼結膜に貧血や黄疸なし．胸部聴診所見で強制呼気時に両肺野で wheeze を患者：17 歳，男性．

聴取．心雑音は聴取しない．腹部は平坦，軟．皮膚に異主訴：慢性咳嗽，喘鳴．

常所見なし．四肢に浮腫を認めない．神経学的異常所見

既往歴：小児喘息．通年性アレルギー性鼻炎．

なし．

家族歴：特記事項なし．
喫煙歴：なし．

入院時検査所見：特異的 IgE（MAST33 アレルゲン）
はダニ，ハウスダスト，スギ，ヒノキに陽性，血清 IgEは高値を認めた．その他の検査結果で有意な異常所見は連絡先：小田 成人〒401‑0301 山梨県南都留郡富士河口湖町船津 6663‑1ａ

山梨赤十字病院内科呼吸器内科

認めなかった（表 1）．
初診時スパイロメトリー：FEV1/FVC×100 が 51.5％と低値であった（表 2）．フローボリューム曲線では呼気ｂ

中期にプラトー形成を認めた（図 1a）．

ｃめた（図 2a）
．胸部単純 CT では食道内に大量の残渣と昭和大学医学部内科学講座呼吸器アレルギー内科学部
門

同 消化器・一般外科（E-mail: akihikoshw@gmail.com）（Received 6 Feb 2016/Accepted 20 Jun 2016）

入院時画像所見：胸部 X 線写真で上縦隔の拡大を認食道拡張による圧排性の気管偏位および狭窄を認めた（図 3a）．食道造影 X 線撮影では食道の拡張と，造影剤の日呼吸誌

280

5（5），2016

表 1 入院時血液検査所見
血算
WBC
NeutLym
Mon
Eos
Bas
RBC
Hb
Ht
Plt

表2

4,190/μl
32.3％
55.1％
7.6％
2.9％
2.1％
498×104/μl
14.4 g/dl
43.2％
26.3×104/μl

生化学
TP
ALB
T-Bil
AST
ALT
LDH
BUN
Cr
UA
Na
K
Cl
Glu

7.4 g/dl
4.7 g/dl
0.85 mg/dl
15 IU/L
8 IU/L172 IU/L
7.8 mg/dl
0.67 mg/dl
5.4 mg/dl
142 mEq/L
3.5 mEq/L
105 mEq/L
88 mg/dl

血清
CRP
IgE
MAST33
ハウスダストスギ
コナヒョウヒダニ
ヒノキ
その他の特異的 IgE

0.07 mg/dl
515 IU/mlclass 6class 5class 4class 3class 0

初診時と手術後のスパイロメトリーあった．小児喘息の既往や MAST33 と総 IgE 値の結果

初診時

手術後に加え，呼吸機能検査でも FEV1/FVC×100 が 51.5％と

3.95
95.8
3.63
1.87
54.3
51.5
2.89
1.65
0.89

4.41
100.9
4.34
3.83
95.1
88.2
7.97
3.99
2.45

VC（L）
％VC（％）FVC（L）
FEV1（L）％FEV1（％）
FEV1/FVC×100（％）
PEF（L/s）
V50（L/s）
V25（L/s）

FEV1/FVC×100 や PEF の低下を認めており，閉塞性換気障害を示唆する値である．術後スパイロメト
リー：正常範囲内の実測値まで改善を認めた．

著明な低値を認めていたことや呼気時の喘鳴所見から気管支喘息単独の病態と診断されやすい経過であった．聴診所見で，呼気時にのみ喘鳴を聴取した理由は，本症例では上気道が圧排されていなかったため吸気時喘鳴を認めなかったと考える．一方で上気道の狭窄を認めた食道アカラシアの症例報告では吸気性喘鳴を認めており1），食道アカラシア患者では身体所見に多様性があることに留意が必要である．
我々は術後に気道可逆性試験と呼気一酸化窒素濃度測定を行った．気道可逆性は認めなかったが呼気一酸化窒素は 48 ppb と高値であった．以上から，術前の呼吸器症状の原因として，拡張した食道が気管を圧排していたことに加え，食道アカラシアによる逆流性食道炎や気管の食道内停留と食道胃接合部の平滑な狭小像を認めた．
臨床経過：食道造影検査により食道アカラシアと確定診断した．患者の希望も考慮し，腹腔鏡下に Heller &圧排により気管支喘息が増悪していた可能性がある．このように食道アカラシアは呼吸器のさまざまな病態と密に関わりうる疾患である．

Dor 手術を行った．術後，呼吸困難感の訴えや喘鳴，咳

本症例以外にも，食道アカラシアを喘息や逆流性食道嗽は速やかに消失し，胸部 X 線写真では上縦隔の拡大が炎と診断され治療で改善を認めなかった症例報告10）など，消失し（図 2b），胸部単純 CT で食道の拡張所見と気管国内外で呼吸器症状を有する食道アカラシアの症例報告の圧排所見の改善を認めた（図 3b）．フローボリュームが散見される．また，拡張した食道が気道を閉塞するこ曲線では呼気時のプラトーはなくなり FEV1/FVC×100とにより致死的な呼吸不全をきたす場合があるため早期は正常化した（表 2，図 1b）．さらには体重増加不良やの診断がきわめて重要である6）〜8）．

食欲不振などの消化器症状も著明に改善した．

考察

しかし，我が国の喘息や慢性咳嗽のガイドラインには鑑別疾患としての食道アカラシアの記載はなく11）12），治療反応性に乏しい喘息症状や慢性咳嗽を呈する患者を診

本症例は 5 年前から消化器症状を認めていたが，上部療した際に，同疾患を鑑別に挙げることは難しい．また，消化管内視鏡検査で異常を認めなかったため消化器疾患

本症例のように上部消化管内視鏡検査のみでは食道アカは否定的と考えられていた．前医で胸部 X 線写真上のラシアと診断できない症例もあり，診断の遅れの原因と異常は指摘されていなかったが，上縦隔の拡大は軽度でなる．

あったため，縦隔病変として指摘しがたい画像所見で本症例における食道アカラシアの診断には，呼吸機能喘鳴と慢性咳嗽の原因が食道アカラシアであった 1 例ba

図 1 フローボリューム曲線．（a）初診時．呼気中期にプラトー形成を認め，波形から胸腔内病変による気道狭窄が鑑別に挙がる．（b）術後．呼気におけるプラトーは消失しており，正常な波形になっている．

ab

図 2 胸部 X 線写真．（a）初診時．上縦隔の拡大を認める．
（2）術後．術前に認められていた上縦隔の陰影は消失している．

ab

図 3 胸部単純 CT．（a）初診時．食道内に大量の残渣と食道拡張による圧排性の気管偏位および狭窄を認める．（b）術後．食道内の残渣や食道拡張が消失し，気管の圧排所見が改善している．

281

282

日呼吸誌

5（5），2016

検査と胸部画像検査が有用であった．一般に上気道閉塞

引用文献ではフローボリューム曲線でプラトーを形成する．特に初期〜中期にかけてのプラトー形成のパターンを示すものとしては胸腔内可変性狭窄疾患が代表的である．本症例においても上記と同様のフローボリューム曲線の所見を示し，胸部 X 線撮影上，上縦隔の拡大所見を認めたことから胸腔内疾患を疑い，胸部 CT を実施した．
縦隔内病変が気道を圧排する場合，病変は気道周囲に存在するため胸部 X 線撮影のみでは病変を特定できないことがある．治療反応性に乏しい喘息と診断される症
例のなかには，本症例のように胸腔内疾患が潜在している可能性があり，胸部 CT による積極的な原因検索を行うことが望ましい．実際，呼吸器症状を呈する食道アカ
ラシアは胸部 CT により異常所見が明らかとなることから，胸部 CT による評価が有用である可能性が報告されている13）．
一方，胸部 CT は被曝や費用の観点から，呼吸器症状と消化器症状が併存するすべての患者に対して行うこと

1）Al-Abdoulsalam T, et al. An 11-year-old male patient with refractory asthma and heartburn. CanRespir J 2011; 18: 81‑3.
2）日本食道学会．食道アカラシア取扱い規約第 4 版．
2012; 3.
3）Kwon HY, et al. A case of chronic cough caused byachalasia misconceived as gastroesophageal reﬂux
disease. Allergy Asthma Immunol Res 2014; 6: 573‑
6.
4）平田正弘，他．食道アカラシアによって繰り返された誤嚥性肺炎の 1 例．日呼吸会誌 2002; 40: 149‑53.
5）Mehdi NF, et al. Achalasia: unusual cause of chronic
cough in children. Cough 2008; 4: 6.
6）Al-Habbal Y, et al. Cough from megaoesophagus.
Aust Fam Physician 2011; 40: 299‑300.
7）Miyamoto S, et al. Acute airway obstruction in a patient with achalasia. Intern Med 2011; 50: 2333‑6.

は現実的ではない．今回我々は，比較的侵襲性の低いス

8）Giustra PE, et al. Acute stridor in achalasia of the

パイロメトリーや胸部 X 線撮影などの検査結果を正確esophagus（cardiospasm）. Am J Gastroenterolに判断することで，胸腔内疾患の存在を強く疑うことが可能であった．すなわち，これらの検査結果の正確な解釈が食道アカラシアを中心とした胸腔内疾患の潜在を疑う契機となることが示唆される．また，消化器症状と呼吸器症状を併存する症例や治療反応性の乏しい呼吸器症状を呈する症例を診療する際は，胸部 X 線撮影での縦隔拡大や特徴的なフローボリューム曲線に着目することにより胸部 CT を実施することの妥当性を高められると考える．
本論文の要旨は，第 215 回日本呼吸器学会関東地方会（2015年 7 月，東京）において発表した．

1973; 60: 160‑4.
9）村松朋子，他．気道閉塞と心臓圧排を来した食道ア
カラシアの 1 例．日救急医会誌 2011; 49: 44‑8.
10）Aydın Ö, et al. Oesophageal achalasia misdiagnosed
as uncontrolled asthma. Tuberk Toraks 2013; 61:147‑51.
11）日本アレルギー学会喘息ガイドライン専門部会．喘息予防・管理ガイドライン 2015．2015; 3‑16.
12）日本呼吸器学会 咳嗽に関するガイドライン第 2 版作成委員会．咳嗽に関するガイドライン第 2 版．2012;
7‑11.
13）Doshi AH, et al. Cervical tracheal compression in apatient with achalasia: an uncommon event. AJNR

著者の COI（conﬂicts of interest）開示：本論文発表内容に関して特に申告なし．

Am J Neuroradiol 2009; 30: 813‑4.

喘鳴と慢性咳嗽の原因が食道アカラシアであった 1 例

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Abstract

A case in which the cause of asthma symptoms with poor treatment response wasidentified as esophageal achalasia
Kuniaki Hirai a,b, Naruhito Oda a, Tetsu Goto c, Masahiko Murakami c and Hironori Sagara b

Division of Respiratory Medicine, Department of Medicine, Yamanashi Red Cross Hospital
Division of Respiratory Medicine and Allergology, Department of Medicine, Showa University School of Medicine
cDepartment of Gastroenterological and General Surgery, Showa University School of Medicineab

A 17-year-old boy who suffered from wheeze and chronic cough visited a clinic and was diagnosed as having
bronchial asthma. He was treated with a combination preparation of inhaled corticosteroid and long-acting β2 agonist for a year. However, there was no response to these treatments, and he was then referred to the Yamanashi Red Cross Hospital. Organic airway narrowing was suspected from the results of a chest X-ray and spirometry. He was diagnosed as esophageal achalasia. After surgical operation, the wheeze and chronic coughassociated with airway obstruction were completely improved. Esophageal achalasia can cause respiratory signs.
Therefore, we should remember this disorder when we examine a patient with respiratory symptoms refractory
to the medications.