日呼吸誌●症7（6），2018389

例

塵肺に合併した線香煙による過敏性肺炎の 1 例
渡邉かおるａ

赤司

比嘉

木谷克行ａ

俊介ａ
匡志ｂ

赤川志のぶａ田村厚久ａ

要旨：症例は塵肺の 76 歳男性．1 年前から肺陰影と咳が増強し，器質化病変と判断されステロイド等で治療されていたが，短期のうちに肺炎による入退院を繰り返すようになった．過敏性肺炎を疑い，自宅調査で原因と推測した線香煙で曝露試験を行ったところ陽性と判明した．原因抗原除去後，肺陰影は著明に改善し，ステロイドを減量しても再燃はない．線香煙原因の過敏性肺炎としては初めての報告となるが，見過ごされている可能性もあり，改めて環境調査の重要性が認識された．
キーワード：過敏性肺炎，線香煙，環境調査，曝露試験
Hypersensitivity pneumonitis (HP), Incense smoke, Environmental investigation,Inhalation challenge test緒言

現病歴：20XX−7 年に咳と胸部異常影のため紹介となった．胸部 X 線で両肺びまん性に粒状影を認め（図過敏性肺炎（hypersensitivity pneumonitis：HP）は，1A），CT で上葉優位のびまん性粒状影，胸膜上の粒状職業や住環境曝露による有機粉塵や化学物質の吸入に影，胸膜プラークが認められ（図 2A），KL-6 385 U/mL，よって引き起こされるアレルギー性肺疾患である．最もSP-D 60.8 ng/mLであった．経気管支肺生検（transbron-

有効な治療は原因抗原の曝露を避けることであるが，抗chial lung biopsy：TBLB）で得られた組織では，硝子性原の特定はしばしば困難である．今回我々は，通常の検線維化，粉塵沈着や針状結晶を伴う肉芽腫が気道周囲に索では原因抗原不明であったが，自宅の環境調査と曝露みられ，塵肺症と診断された．20XX−1 年より肺びまん試験により線香煙が原因と特定できた HP 症例を経験し性陰影が次第に増悪し，右下肺野に浸潤影と少量の右胸た．線香煙は今まで報告がなくきわめて稀であるが，見水が出現し咳も増強した（図 1B）．再度行った TBLB で過ごされている可能性もあるものと思われる．

は肺胞内腔の器質化病変が主体であったため，10 月メチ症

例

ルプレドニゾロン（methylprednisolone：mPSL）500 mg/日を 3 日間，その後 PSL 1 mg/kg/日より漸減投与された．

患者：76 歳，男性．

いったん改善した（図 1C）が，再増悪し 20XX年 1 月 CyA

職業歴：元コンクリート解体工．

100 mg/日も追加となった．20XX 年 3 月と 5 月には発熱

生活歴：非喫煙者，アスベスト等の粉塵曝露歴あり．と咳で入院し，細菌性肺炎として抗菌剤加療が行われた．

鳥との接触はないが，羽毛布団使用．居住は築 25 年の木

ところが 5 月は退院 4 日後に同様症状で再入院したこと

造一軒家で日当たり風通し良好，加湿器なし．

から HP が疑われた．抗菌剤なしで改善したことからも常用薬（緊急入院時）：プレドニゾロン（prednisolone：裏づけられた．原因抗原として直前まで使用していた羽PSL）10 mg/日，シクロスポリン A（cyclosporine A：毛布団が疑われたが，曝露試験は陰性であった．自宅クCyA）100 mg/日内服．

リーニングを行い 7 月に退院となったが，3 日後著しい倦怠感をきたし緊急入院となった．

連絡先：渡邉 かおる〒 204‒8585 東京都清瀬市竹丘 3‒1‒1ａ

国立病院機構東京病院呼吸器センターｂ

同 病理診断科（E-mail: watanabe-kaoru@tokyo-hosp.jp）（Received 13 Jun 2018/Accepted 8 Aug 2018）

入院時現症：体温 37.0℃，脈拍 96 回/分，血圧 165/106mmHg，経皮的動脈血酸素飽和度（SpO2）91％（室内気），胸部ラ音は聴取されず，ばち指も認めなかった．
入院時検査所見：白血球数 17,300/µL（好中球 87.9％），
C反応性蛋白（CRP）8.77 mg/dL，LDH 343 U/Lと上昇し，KL-6 465 U/mL，SP-D 120.9 ng/mL，抗トリコスポロン・

390

日呼吸誌

7（6），2018

A

B

C

D

図 1 胸部 X 線写真の経過．（A）初診時の 20XX−7 年には両肺びまん性に粒状影を認める．
（B）20XX−1 年 9 月びまん性陰影が増悪し，右下肺野に浸潤影と少量の右胸水が出現．（C）
同年 11 月，治療により陰影はいったん改善したが，（D）20XX 年 7 月の最終入院時には再度増悪した．

アサヒ抗体は陰性であった．肺機能検査は入院時施行しことを確認しつつ，PSL，CyAを漸減した．抗原除去約 4ヶていないが，20XX−1 年に VC 1.97 L，％VC 64.4％，FEV1

月後のCTで著明な改善がみられ（図 2C），KL-6 388 U/mL，1.51 L，FEV1/FVC 80.3％と拘束性障害を認めていた．

SP-D 54.7 ng/mL と低下した（図 4）．

入院時画像所見：胸部 X 線でびまん性陰影増強と肺容量減少を認めた（図 1D）．胸部 CT でびまん性粒状影の増強，拡大に加え網状影を認めた（図 2B）．

考察

本例はわが国の HPの診断基準1）により確実例と診断し入院後経過： 無治療で症状は改善した．SpO2 95％た．
（1）咳，発熱，胸部 X線でびまん性散布性粒状陰影，（室内気）まで上昇し，白血球数，CRP も速やかに正常

CRP 陽性の臨床像，（2）有機粉塵抗原に曝露される環境化した．20XX−1 年の TBLB組織を再検討したところ器での生活歴，（3）環境曝露による臨床像の再現，（4）肉質化病変に加えて一部に疎な肉芽腫を認め（図 3），HP芽腫形成，胞隔炎の病理学的所見の 4 項目をすべて満たに矛盾しない所見と考えられた．

した．また本例では，線香煙の吸入中止後は増悪を全く自宅調査では，カビのない清潔な住居であったが，線香臭がきわめて強く，約 20 年毎日線香を 2 〜 3 本焚いて認めなくなり，ステロイドや免疫抑制剤を減量ないし中止しても改善したことが最も強い診断根拠である．

いたとのことであった．抗原として線香煙を疑い曝露試

曝露試験について標準化されたプロトコールはない 2）．

験を行った．密閉病室内で線香を 1 本燃焼させたところ，観察期間は経験的に曝露後 24 時間必要 3）とされており，約 15 時間後に呼吸困難，頭痛，倦怠感が出現し，白血球

本例では約 15 時間後に反応がみられた．観察項目は，体数は 7,400/µLから 11,900/µL（3 日後），CRPは 0.42 mg/dL

温，SpO2，白血球数，CRP，胸部 X 線，努力肺活量，肺から 8.23 mg/dL（4 日後）に上昇し（図 4），曝露試験陽性

拡散能，呼吸器症状などである．本例では白血球数がと判断した．わが国の HP診断基準1）と合わせ，線香煙がHendrickら4）の 2,500/µL以上の増加，Ohtaniら5）の 30％原因の確実例と診断した．

以上の増加，いずれの基準も満たし，CRP は Ohtani ら5）

自宅の線香や灰の廃棄，換気の徹底を指示し，線香煙の 1.0 mg/dL 以上の上昇を示した．バイタルサイン，胸を確実に絶つよう指導し，自宅退院とした．再燃がない

部 X 線には変化がなく，動脈血液ガス分析と呼吸機能検

線香煙による過敏性肺炎AB391

C

図 2 胸部 CT の経過．（A）20XX−7 年両肺上葉優位のびまん性粒状影を認め，（B）20XX 年最終入院時にはびまん性粒状影の増強，気管支壁肥厚を認める（図 4 白矢印）．（C）抗原除去約 4 ヶ月後，陰影の著明な改善がみられる（図 4 黒矢印）．

AB

図 3 20XX−1 年の TBLB組織．（A）右下葉では肺胞内腔の器質化病変とリンパ球浸潤を認める．（B）右中葉では肺胞隔壁に非乾酪性肉芽腫を認める．

査は未施行だが，呼吸器症状も認めたことから曝露試験

慢性の 3 タイプに分類される2） ことが多いが，それらを陽性と判断した．

区別することはしばしば困難であり，重複することもあ

本例では 20XX−7 年の時点ですでに肉芽腫を認めている．Lacasseら7）は急性と慢性の 2 タイプに分けるのが妥たが，それは硝子性線維化，粉塵沈着や針状結晶を伴う当と述べ，その分類による慢性 HP では間欠的な増悪が塵肺の所見であったのに対し，20XX−1 年はこれらの所みられる8）としている．本例の CT所見をみてみると，び見が目立たない疎な肉芽腫 6） であり臨床経過とも併せ，まん性粒状影の経時的な増悪，網状影の出現，肺の容量塵肺に合併した HPと考えられた．HPは，急性，亜急性，減少など，慢性 HP に特徴的な肺線維症や非特異性間質392

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図 4 臨床経過．入院後，白血球数（実線）と CRP（破線）は即座に低下し，曝露試験後には再度上昇した．抗原除去後に自宅退院としステロイドと免疫抑制剤を漸減したが，再燃はみられなかった．白矢印は最終入院時の胸部 CT（図 2B），黒矢印は退院 4 ヶ月後の胸部 CT（図 2C）のタイミングを示す．

性肺炎様の所見9）に加え，入院直前の増悪時には急性 HPでみられるすりガラス影も出現しており，臨床経過と10）

併せて慢性 HP の増悪に矛盾しないと考えられる．の所見から HP が疑われた．蚊取り線香が原因と判断され，ステロイド投与で改善した．
ラットの実験では，線香煙が肺胞内腔への好中球浸潤

HPの発症時期は，症状の出現時期とも合わせ 20XX−を誘導する14）ことや，Th1/Th2 リンパ球の不均衡をきた

1 年頃と考えられ，その後慢性化して急性〜亜急性の増す12）報告がある．線香煙の吸入で臍帯血の IgE が上昇す悪を反復したと考えている．本例は約 20 年の線香曝露がる15）報告もあり，Ⅰ型アレルギーではあるが抗原となりあるため，曝露から発症までの期間は 19 年となるが，過うると考えられる．線香煙はこれまで HP の抗原として去の報告では平均 10 年（0.1〜50 年） とあり，妥当な範認知されておらず，病歴聴取で漏れている可能性がある．

11）囲と考える．

原因不明の HP では慎重に問診する必要があるが，今回線香は白檀，タブ，炭などの粉末が主原料であり，燃抗原が特定できたのは，自宅調査で線香のにおいに気づ焼させると粒子状物質，ガス状生成物，有機化合物が同いたからである．問診は患者の主観に頼っており限界が時に発生する12）．それらを分離することは不可能であり，あることから，実際に環境調査を行い，嗅覚など五感を詳細な物質の特定は困難である．本例では複数メーカー駆使して検証することがきわめて重要である．の線香を使用していたため厳密には各々曝露試験を繰り返す必要があるが，倫理面からみて不要と判断した．曝

本論文の要旨は，第 223 回日本呼吸器学会関東地方会（2017年 2 月，東京）において発表した．

露試験では入院直前と同じ銘柄の線香を用いたが，治療としての抗原除去に際しては全銘柄を使用禁止とした．
線香煙による HP はこれまで報告がないが，近いもの
では蚊取り線香による HPの症例報告がある13）．発熱，咳
嗽が主訴の 25 歳女性で，抗菌剤無効と，気管支肺胞洗浄液（bronchoalveolar lavage ﬂuid：BALF）および TBLB

著者の COI（conﬂicts of interest）開示：本論文発表内容に関して特に申告なし．

線香煙による過敏性肺炎

393

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Abstract

Hypersensitivity pneumonitis induced by incense smokeaKaoru Watanabe a, Shunsuke Akashi a, Shinobu Akagawa a,Katsuyuki Higa a, Masashi Kitani b and Atsuhisa Tamura a

Center for Pulmonary Diseases, National Hospital Organization Tokyo National Hospitalb
Department of Pathology, National Hospital Organization Tokyo National Hospital

The patient was a 76-year old man with pneumoconiosis. One year before admission, he was diagnosed withorganizing pneumonia and started medication, including corticosteroids, because of intensiﬁed shadowing onchest X-ray. He was admitted to our hospital because of fever and cough that had recurred within a short period.
Although hypersensitivity pneumonitis (HP) was strongly suspected, the causative antigen was not detected ininterviews. On investigating his house, highly perfumed incense smoke was strongly suspected to be the antigen.
An inhalation challenge test using the incense smoke was positive. Once the incense sticks, including the byproducts, had been removed from his house, he was discharged. Although corticosteroid therapy was tapered thereafter, the shadows on chest X-ray disappeared and there has been no recurrence.
This is the ﬁrst case report of HP induced by incense smoke, but it may previously have been overlooked.
Therefore, it is very important to visit and check the patientʼs entire living environment when the antigen is not
identiﬁed during the usual interviews.