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島 根 県 中 病 医 誌 45
6 1頁 〜 6 7頁

症 例 報 告上唇に生じた明細胞癌 NOS の１例
尾原概清司1） 片山暁恵 1） 大沼秀行 2） 榎本庸佑1）

要：【緒言】明細胞癌 NOS は淡明な胞体を有する単一な腫瘍細胞の増殖よりなる低悪性度腫

瘍とされ， 発生頻度は低く， その報告例は少ない． 今回われわれは上唇に生じた明細胞癌 NOS の１例を経験したので，若干の文献的考察を加えて報告する．
【症例】患者は 32 歳，女性．初診の１年以上前より上唇の腫瘤を自覚するも症状無いため放置していた．近歯科を受診した際に精査を勧められ， 紹介受診した． 上唇に13×10 mm 大の弾性硬で境界明瞭， 無痛性の粘膜下腫瘤を認めた．
MRI では境界明瞭な楕円形の内部が多房性の腫瘤を認め，T1 強調画像で低信号，T2 強調画像では高信号を呈していた．【処置および経過】上唇唾液腺腫瘍の診断のもと，全身麻酔下に腫瘍摘出術を施行した．摘出標本は淡明な胞体を持つ腫瘍細胞の充実性増殖を認め，明細胞癌 NOSと診断された．
術後３年２か月を経過し，再発はない．
【結語】今回われわれは，上唇に生じた明細胞癌 NOS の１例を経験したので報告した．
索引用語：明細胞癌 NOS，唾液腺腫瘍，口唇A case of clear cell carcinoma, not otherwise specified (NOS) of the upper lip
Seiji OBARA1） Akie KATAYAMA1） Hideyuki OHNUMA2） and Yosuke ENOMOTO1）
Abstract：Clear cell carcinoma, not otherwise speciﬁed（NOS）is rare and considered to be a low
grade malignancy. This tumor is one of the new additions to the 2005 World Health Organization（WHO）
classiﬁcation of salivary gland tumors. We report a case of clear cell carcinoma, NOS of the upper lip. A32-year-old female was admitted to our hospital with complaint of a mass in the upper lip. The mass waselastic hard and measured 13×10mm in diameter. The clinical diagnosis was a benign salivary gland tumor,
and the tumor was surgically enucleated under general anesthesia. The histopathological diagnosis was clear
cell carcinoma, NOS. At present, there has been no evidence of recurrence or metastasis. We report this casewith some literature review.
Key words：clear cell carcinoma, not otherwise speciﬁed（NOS）, salivary gland tumor, lip緒

言症

明細胞癌 NOS は唾液腺腫瘍の中で， 淡明な胞体を患者：32 歳，女性．

示す単一な腫瘍細胞の増殖よるなる低悪性のまれな癌

主訴：上唇腫瘤．

1）

例とされている ．今回われわれは上唇に生じた明細胞既往歴：特記事項なし．

癌 NOS の１例を経験したので， 若干の文献的考察を家族歴：特記事項なし．

加えて報告する．

現病歴：初診の１年以上前より上唇の腫瘤を自覚す
るも疼痛など症状無く，明らかな増大を感じなかった

１）島根県立中央病院
２）島根県立中央病院

歯科口腔外科
病理組織診断科

１）Division of Dental and Oral Surgery, Shimane
Prefectural Central Hospital２）Department of Pathology, Shimane PrefecturalCentral Hospital島根県立中央病院医学雑誌

62

第45巻（令和２年）

ため放置． 近歯科医院を受診した際に精査を勧めら８mm の境界明瞭，楕円形の多房性腫瘤を認めた．T1

れ，当科紹介初診となった．

強調画像で低信号，脂肪抑制 T2 強調画像で高信号を現症

全身所見：体格は中等度，栄養状態は良好．
口腔外所見：顔貌は左右対称，顎下リンパ節および頸部リンパ節の腫脹，圧痛は認めなかった．

呈していた（写真１）．
臨床診断：上唇唾液腺腫瘍．
処

置：多形腺腫などの唾液腺良性腫瘍を疑い，全身麻酔下に上唇腫瘍摘出術施行した．上唇粘膜を切開すると，腫瘍と周囲筋層との境界は明瞭で，周囲組織

口腔内所見：上唇に13×10 mm 大の弾性硬で境界明から比較的容易に鈍的な剥離が可能で，腫瘍を一塊と瞭，無痛性の粘膜下腫瘤を認めた．腫瘤は可動性良好して摘出した．腫瘍の大きさは14×12 mmで，類球形，で癒着は認めなかった．

弾性硬であった（写真２）．

MRI 所見：右上唇に上下 11 mm，左右 12mm，前後T1 強調画像

病理組織学的所見：淡明な胞体を持つ腫瘍細胞の充脂肪抑制 T2 強調画像

写真１ MRI 像（水平断）：右上唇に上下 11mm，左右 12 mm，前後８mm の境界明瞭，楕円形の多房性腫瘤を認めた（矢頭）．T1 強調画像で低信号，脂肪抑制 T2 強調画像で高信号を呈していた．

写真２ 手術時所見および摘出腫瘍：腫瘍と周囲の境界は明瞭で，周囲組織からの剥離は比較的容易であり，腫瘍を一塊として摘出した．腫瘍の大きさは約 14×12mm で，被膜と思われる組織に包まれた弾性硬の腫瘤であった．

上唇に生じた明細胞癌 NOSの１例

63

実性増殖を認め， 背景には硝子化間質を伴っていた

NOSと病理診断した（表１,２）．

（写真３）． 細胞質内には PAS 染色陽性でジアスター

病理組織診断：明細胞癌 NOS．

ゼ処理にて消化される豊富なグリコーゲン顆粒を有術後経過：良性唾液腺腫瘍を念頭に治療を行ったた

していた（写真４）．免疫染色では上皮系マーカーでめ，安全域を設けた切開は行えていないが，本腫瘍はあるAE1/AE3，CK5/6，p40，p63 が陽性であることか

低悪性度で遠隔転移 ･ 腫瘍死はまれとされており，反ら扁平上皮系分化が示唆された．一方，筋上皮系マー

応性被膜で覆われていた断端検索も陰性，静脈・リンカーであるS-100，カルポニン，GFAPは陰性のため，パ管侵襲も認めなかったため，追加治療は行わず慎重

筋上皮分化を示す腫瘍は否定的であった．また CD 10に経過観察の方針とした．

が陰性のため，腎細胞癌（淡明細胞型）の転移は考えにくく，Melan Aかつ HMB-45が陰性であることから，術後３年２か月経過した現在，再発を認めず経過良好である．

悪性黒色腫も否定された． 以上， 総合して明細胞癌

写真３

摘出標本 HE 染色像：淡明な胞体を持つ腫瘍細胞の充実性増殖を認め，背景には硝子化間質が見られる．

写真４ 免疫染色像（PAS およびそのジアスターゼ処理）：細胞質内には PAS 染色陽性でジアスターゼ処理にて消化される豊富なグリコーゲン顆粒を有した．

島根県立中央病院医学雑誌

64表１

自験例の免疫染色結果一覧

AE1/AE3（＋）
CK19（＋）
CK5/6（＋）
p40（＋）
p16（＋）
p63（＋）
vimentin（focal＋）
RCC marker（focal＋）

表２

自験例
明細胞癌

第45巻（令和２年）

S-100（−）
Calponin（−）
GFAP（−）
CD10（−）
Melan A（−）
HMB-45（−）
Ki-67 index（2-4％）

鑑別を有する明細胞性腫瘍とその主な鑑別点

グリコーゲン

p63

S-100

RCC

Melan-A＋＋−

focal ＋−＋＋−−−

上皮筋上皮癌＋＋＋−−

粘表皮癌＋＋−−−

筋上皮腫＋＋＋−−

筋上皮癌＋＋＋

−

−＋＋−

−

NOS

多形腺腫
腺房細胞癌

−−＋/−

−

−

オンコサイトーマ

＋−

−

−

−

脂腺癌

−＋−

−

−−−＋−＋−＋

転移性腎細胞癌
転移性悪性黒色腫−考顆粒を伴う，４）核は濃縮性で異型は軽度，分裂像は察

稀 1, 2, 4, 5），とされているが，免疫染色の染色性も重要で明細胞癌 NOSは淡明な細胞質を有する均一かつ単あり，５）免疫染色では陽性：CK，EMA，p63，p40，一な腫瘍細胞が増殖する腫瘍で，WHO 分類 2005 年版

p16，CEA，陰 性：αSMA，calponin，GFAP，S-100,

では clear cell carcinoma，NOS，AFIPアトラス第４版

vimentinなどがあげられる．

では（hyalinizing）clear cell adenocarcinomaの名称で記
1, 2）

自験例では画像診断など臨床的所見をもとに摘出術． 発生頻度は低く，AFIP のデータにを選択したが，その妥当性を検討した．MR 像で周囲よれば全唾液腺腫瘍の1.2％，悪性唾液腺腫瘍の 2.4％との境界が明瞭で，臨床診断で唾液腺腫瘍と判断し，載されている

2）とされている ．小唾液腺に好発し，口蓋例が最も多特に上唇にも好発する多形腺腫がもっとも疑われたこ

3）

く，舌，口唇，頬粘膜，口底や臼後部などに発生し ，と，唾液腺腫瘍と判断される際にはその被膜を破損し緩徐な増大を示す無痛性腫瘤として自覚される．唾液

ないように，生検をせず摘出が選択されることも多い腺腫瘍ではさまざまな組織において淡明細胞が優勢にことが治療の選択を決定した因子である．本腫瘍は被出現しうるため，診断にあたっては他の明細胞性腫瘍膜を有しないとされているが，摘出標本では，組織学の組織学的特徴を有さないことが診断の定義となる．

的に反応性の被膜と考えられた膜に覆われていた．こ鑑別すべき疾患として，粘表皮癌，腺房細胞癌，上皮のことが幸いし，一塊として摘出でき，摘出された組筋上皮癌，筋上皮腫，筋上皮癌，転移性腎細胞癌，悪織の検索された部分では反応性被膜の破綻は認めず，性黒色腫などがあげられ，慎重な判断が必要である．

脈管浸潤，リンパ管浸潤も認めなかった．加えて，明診断の定義として，１）シート状・索状・島状の充細胞癌 NOS が低悪性で，外科的治療により予後比較

実性胞巣，２）被膜を欠如し，境界不明瞭な浸潤性増的良好であるとされていることより，振り返っての状殖を示す，３）細胞質は淡明で，豊富なグリコーゲン況となるが，過剰な治療とならず妥当であったと思わ ⚄ᮧࡽ 㻥䠅㻝㻝䠅㻝㻞䠅㻝㻟䠅㻝㻠䠅 ோᮧࡽ ྜྷ⏣ࡽ ୖⷵࡽ ᒸ⏣ࡽ ኱ᶫࡽ ᒣ⏣ࡽ Ώ㑔ࡽ 㻝㻣䠅 Ḉ஭ࡽ 㻝㻤䠅 ㇏⏣ࡽ 㻝㻥䠅 ⬟Ⓩཎࡽ 㻞㻜䠅⮬㦂౛ ຍ⸨ࡽ ໭ᮧࡽ 㻞㻢䠅 ▼ᶫࡽ ᖹᕝࡽ 㻞㻡䠅 ᕝୖࡽ㻞㻤䠅㻌㻞㻣䠅㻞㻠䠅 ୕ᾆࡽ

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表３ ᖺ  ࠿᭶෌Ⓨ࡞ࡋ⫵㌿⛣Ṛ ᖺ  ࠿᭶ᚋ෌Ⓨࡋ⭘⒆᦬ฟ⾡෌Ⓨ㸪ࣜࣥࣃ⠇㌿⛣㸪⫵㌿⛣ࡋṚஸᑠ⬻ᾐ₶㸪⫵㌿⛣࡟࡚Ṛஸ ࠿᭶෌Ⓨ࡞ࡋヲ⣽୙᫂෌Ⓨ࡞ࡋ ᖺ  ࠿᭶෌Ⓨ࡞ࡋ ᖺ෌Ⓨ࡞ࡋ ᖺᚋ෌Ⓨ࡟࡚෌ᗘ⭘⒆ษ㝖㸪ࡑࡢᚋ  ᖺ෌Ⓨ࡞ࡋ෌Ⓨ࡞ࡋ⾡ᚋ  ᖺ㸪㢕㒊㒌Ύᚋ  ᖺ  ࠿᭶෌Ⓨ࡞ࡋ⾡ᚋ  ࠿᭶෌Ⓨ࡞ࡋ⾡ᚋ  ᖺ  ࠿᭶෌Ⓨ࡞ࡋ⾡ᚋ  ᖺ  ࠿᭶෌Ⓨ࡞ࡋ⾡ᚋ  ࠿᭶෌Ⓨ࡞ࡋ෌Ⓨ㸪ࣜࣥࣃ⠇㌿⛣㸪⫵㌿⛣ࡋṚஸ⾡ᚋ  ᖺ  ࠿᭶෌Ⓨ࡞ࡋ⾡ᚋ  ᖺ෌Ⓨ࡞ࡋ᫂ࡽ࠿࡞㌿⛣ࡣㄆࡵ࡞࠸ ᖺ⤒㐣ࡋ㸪⭘⒆ࡢࢃࡎ࠿࡞ቑ኱ࢆㄆࡵࡿࡶࡢࡢ㸪⾡ᚋ  ᖺ෌Ⓨ࡞ࡋ⾡ᚋ  ࠿᭶෌Ⓨ࡞ࡋ⤒㐣

上唇に生じた明細胞癌 NOSの１例
65

島根県立中央病院医学雑誌

66

第45巻（令和２年）れた．Yamanishiら7） は生検し， 明細胞癌 NOS の確定

謝診断までには至らないものの，何らかの唾液腺悪性腫
瘍との結果が得られた後， 安全域を１cm 儲けた腫瘍

辞

自験例の診断に際し詳細な検討ならびに御教示を賜切除により良好な結果が得られたと報告している．唾

りました， 広島大学病院

口腔検査センター

液腺腫瘍治療の難しい側面であると考えられる．

郁子先生，東京医科大学

人体病理学分野

今回われわれが渉猟しえた範囲で本邦における報告小川長尾俊孝先生に深謝いたします．

7-28）

は自験例を含め 23 例であった（表３） ．AFIP Atras

文第４版 1） では明細胞腺癌 （clear cell adenocarcinoma）

献

名称として記載されている明細胞癌 NOS は， 富グリ

１）Ellis GL, Auclair PL:（Hyalinizing ）clear cell

コーゲン腺癌 （glycogen rich adenocarcinoma）， 硝子

adenocarcinoma. Tumors of the Salivary Glands.

化明細胞癌（hyalinizing clear cell carcinoma）や明細胞AFIP Atlas of Tumor Pathology（4）（Amer Registry

癌 （clear cell carcinoma）として報告された腫瘍も含of Pathology）, 2008; 301-309

むとされている．今回渉猟した WHO 分類 2005 年版

２）吉原俊雄： 唾液腺腫瘍の病理． 徹底レクチャー

以前の報告は，この範疇に合致している症例とした．

唾液・ 唾液腺（第１版）（金原出版），2016; 155-

仁村ら

11）

も，2005 年以前の症例も加えて臨床的検討をおこなっている．報告された症例は男性６例，女性

156３）森永正二郎， 高田隆， 長尾俊孝：明細胞癌17 例と女性が多く，年齢は 30 歳から84 歳で平均 57 歳

NOS．腫瘍病理鑑別診断アトラスだった．部位別では大唾液腺が耳下腺３例，顎下腺１（第１版）（文光堂），2015; 50-53

頭頸部腫瘍Ⅰ例であったのに対し，口蓋が６例，頬粘膜５例，舌３４）Kauzman A, Tabet Jc, Stiharu TI: Hyalinizing clear

例，歯肉２例，口底部１例，上唇１例，口腔粘膜の小cell carcinoma: a case report and review of the唾液腺由来１例と82.6％が小唾液腺に発症していた．

literature. Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral

CDDPと 5-FUの併用による化学療法で著明な治療効果Radiol Endod 2011; 112（1）: e26-34

29）得られたとされる報告もあるが ，放射線治療と化学

５）Solar AA, Schmidt BL, Jordan RCK: Hyalinizing

療法に関しては確立された評価はない．外科的治療に

clear cell carcinoma: case series and comprehensiveより予後は良好とされており，23 例中 20 例に手術療

review of the literature. Cancer 2009; 115（1）: 75-法が施行され，このうち２例に再発，１例に転移，２83+例に再発・転移を認めた．これらの５例の再発・転移

６）長尾俊孝，高橋礼典，永井毅，他：唾液腺．腫に影響したと思われる因子は，手術標本でリンパ管侵瘍の鑑別に用いられる抗体（各臓器別），病理と襲があった症例が１例，初期治療ですでにリンパ節転臨床，2014; 32（臨増）: 92-101

移を認めていたものが１例，腫瘍の長径が 50 mm 以上７）Yamanishi T, Kutsuma K, Masuyama K: A case ofであったものが２例あり， 初診の12 年前から， 同部

hyalinizing clear cell carcinoma, so-called clear cell位の腫瘍に対して粘表皮癌， 腺様嚢胞癌の診断のもcarcinoma, not otherwise specified, of the minorと， 複数回の手術が施行されていたものを１例認めsalivary glands of the buccal mucosa. Case Rep

た．このように，再発や転移を認めた過去の報告では，

Otolaryngol, 2015; 2015: 471693

それに至る可能性を考える明らかな背景を有していた

８）伊東明子 , 中屋宗雄 , 吉原晋太郎 , 他：内視鏡下が， 明細胞癌 NOS が悪性腫瘍である事実に変わりはに経口的に摘出した口蓋小唾液腺由来の clear cellなく，自験例も厳格な経過観察を行っている．

carcinomaの１例．耳鼻 ･ 頭頸外科，2015; 87（13）：結語

32 歳， 女性の上唇に生じた明細胞癌 NOS の１例を経験したので報告した．

1147-1150
９）神村盛一郎 , 戸田直紀 , 堀洋二 , 他： 舌根部

hyalinizing clear cell carcinomaの１例．徳島県立中央病院医学雑誌，2013; 34: 77-8010）小野田慈美 , 関勝宏 , 碇竜也 , 他：頬粘膜に上唇に生じた明細胞癌 NOSの１例発生した clear cell carcinoma，NOSの１例．日口外誌，2012; 58（5）: 288-29120） 能登原憲司 , 岡田茂 , 藤原成祥， 他： 唾液腺hyalinizing clear cell carcinomaの１例．病院病理，

11）仁村文和 , 新垣敬一 , 上田剛生 , 他：口底部に生じた明細胞癌 NOS の１例．日口外誌，2010; 56（7）: 432-436

1998; 15（2）: 7721）藤原成祥 , 神谷祐司 , 小木信美 , 他：口蓋小唾液
腺原発 Hyalinizing clear cell carcinomaの１例．日12）吉田倫子 , 中野雅哉 , 木村俊介 , 他：臼後部に発生した明細胞癌の一例．愛院大誌 , 2009; 47（2）:133-13713）上薗健一 , 伊藤67

口外誌，1998; 44（10）: 811-813
22）増田信二，北川正信：左耳下腺淡明細胞癌（clearcell carcinoma）の１例．病院病理，1998; 15（2）:彩 , 小山徹也 , 他：舌根部 clear

cell carcinomaの１例．耳鼻と臨床，2009; 55（2）:79-8511123）三 浦 克 敏：13 年 間 再 発 を 繰 り 返 す 小 唾 液 腺 由来の Hyalinizing clear cell carcinoma． 病院病理，14）岡田みわ, 君塚

哲 , 熊本裕行 , 他：臼後部に生じた明細胞癌 NOS の１例．日口外誌，2007; 53（7）: 449-45315）大橋正嗣 , 加藤孝邦 , 飯田

1996; 13（2）: 14024）川上登史 , 西岡絵里子 , 林一彦： 軟口蓋原発

Glycogen-rich Clear Cell Carcinomaの１例．耳鼻 ･誠 , 他：Set back

頭頸外科，1990; 62（10）: 875-880

tongue ﬂap にて再建した舌根部 Hyalinizing clear

25）平川栄一郎 , 荻野哲朗 , 森川智子 , 他：小脳浸潤

cell carcinomaの１症例．耳鼻展望，2006; 49（1）:肺転移を認めた唾液腺の clear cell carcinomaの１24-29

剖検例．癌の臨床，1988; 34（12）: 1705-170916）山田浩二 , 愛場庸雅 , 久保武志 , 他：耳下腺 clear

26）北村完二 , 麻生智義 , 村瀬博文 , 他：口腔内小唾cell adenocarcinoma 例． 耳鼻臨床，2004; 97（3）:液腺に生じた Glycogen-rich clear cell adenocarci-239-244

nomaの１例．日口外誌，1987; 33（6）: 1264-1269

17）渡邉哲 , 神谷祐司 , 神野洋輔 , 他：口蓋部に発27）石橋敏夫 , 北条洋 , 小島原将保 , 他：口蓋小唾

生し頸部リンパ節に後発転移を認めた硝子化明細液腺原発の clear cell carcinomaの１例．癌の臨床，胞癌の１例．日口外誌，2004; 50（1）: 15-18

1987; 33（8）: 943-948

18）櫻井結華 , 江崎史朗： 長期の経過をたどった顎28）加藤高行 , 金子敏郎 , 北村

武 , 他：口腔内小唾

下腺明細胞癌の１症例．耳鼻展望，2001; 44（1）:液腺原発のGlycogen-Rich Adenocarcinomaの１例．

28-32

癌の臨床，1982; 28（4）: 352-355

19）豊田博紀 , 山口万枝 , 増本一真 , 他：13 年の病悩29）Grenevicki LF, Barker BF, Fiorella RM, Mosby

期間後に確定診断された頬部硝子化明細胞癌の１

EL: Clear cell carcinoma of the palate. Intl J Oral

例．日口外誌，1999; 48（6）: 498-502

Maxillofac Surg 2001; 30（ 5 ）: 452-454.