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島 根 県 中 病 医 誌 44
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症 例 報 告Neuronal hypertrophy による根部の狭窄が原因と思われる虫垂穿孔の１例
山川 達也1） 武田 啓志2） 大沼 秀行3） 佐々木将貴1） 福本実希子1）
佐倉 悠介1） 服部 晋明1） 森岡三智奈1） 小山 幸法1） 金澤 旭宣1）
要： 症例は87 歳女性． 発熱と腹部膨満を主訴に当院救急外来に紹介となった． 精査の結概果，虫垂穿孔，汎発性腹膜炎，麻痺性イレウスの診断となり緊急で開腹虫垂切除，ドレナージ術を施行した．虫垂肉眼所見は糞石や腫瘍性病変は認めず，虫垂根部の壁肥厚を認めた．病理の結果，neuronal hypertrophy が原因と思われる虫垂炎であった．虫垂炎の原因としては稀な病態を経験したため，ここに文献的考察を含め報告する．
索引用語：neuronal hypertrophy，虫垂炎

A case of acute perforated appendicitis due to neuronal hypertrophy
Tatsuya YAMAKAWA1）
Hiroshi TAKEDA1）
Hideyuki ONUMA2）
1）
1）
Masaki SASAKI
Mikiko FUKUMOTO
Yusuke SAKURA1）
Kuniaki HATTORI1）
Michina MORIOKA1） Yukinori KOYAMA1）
1）
and Akiyoshi KANAZAWA

はじめに虫垂炎は臨床医の誰しもが経験するcommon diseaseの１つである．

【既往歴】腰椎圧迫骨折【内服歴】ランソプラゾール リマプロストアルファ
デクス

今回虫垂炎の要因としてはまれなneuronal hypertrophyを経験したので文献的考察を含め報告する．

症例

80 歳代女性【主認めず，当院救急外来に紹介になった．

【飲酒歴】なし【喫煙歴】なし【身体所見】
体温：38.9 度 血圧：107/65mmHg 脈拍：107 回 / 分
SpO2：97％（room air）

訴】発熱 腹部膨満

腹部 平坦やや硬 全体に圧痛あり 腹部全体に反跳痛【現病歴】と筋性防御あり

施設入所中の方である．当院受診日の２日前より39【血液検査】CRPや白血球の炎症反応の上昇を認めた

度の発熱と腹部膨満と水様便を認め，かかりつけ医がが，他特記所見は認めず（表１）．

診察し感染性腸炎の診断になった．翌日状態の改善を【造影 CT】小腸はびまん性に拡張しており，明らか

１）島根県立中央病院
２）島根県立中央病院
３）島根県立中央病院

１）Department of Surgery, Gastroenterological Surgery,
Shimane prefectural central hospital２）Department of Breast Surgery, Shimane prefectural
central hospital３）Department of Pathology, Shimane prefectural
central hospital

外科・消化器外科
乳腺科
病理組織診断科

島根県立中央病院医学雑誌34

表１

第44巻（令和元年）【手術所見】
上腹部正中切開で開腹した．腹腔内汚染は軽度であり，小腸がびまん性に拡張していた．盲腸周囲に中等量の便汁様混濁腹水を認めた．
虫垂は壊死しており，先端が穿孔していた．2- 0 絹
糸で根部を結紮切離し摘出した．腹腔内大量生理食塩
水で洗浄し，骨盤底にドレーンを留置し手術を終了した．
【術後経過】
麻痺性イレウスが遷延し， 食事開始は術後９日となったが， 感染コントロールは良好であり， 術後 21日目に退院した．
【虫垂肉眼所見】
虫垂は 18mm 程度に腫大しており，全長は 50mmであった．先端は暗赤色で穿孔を認めた，明らかな腫瘍性病変は認めなかった．糞石を認めなかった（図２）．
【病理組織所見】

図１a

小腸拡張を認めた．虫垂腫大を認めた（矢印）

図１b 虫垂は腫大を認めた（太矢印），
根部は狭窄を疑う所見を認めた（矢頭）びらん， 潰瘍， 壁全層性の好中球浸潤を認め， 蜂窩織炎性虫垂炎であった． 根部に狭窄があり， 同部

図２ 切除した虫垂． フィブリン付着を伴い，色調は不良で腫大していたな閉塞所見は認めなかった．虫垂は18mm 大に腫大しており，糞石や腫瘍性病変は認めなかった．虫垂先端で造影が一部消失している箇所があり， 穿孔を疑った． 虫垂周囲から骨盤底にかけて腹水貯留を認めた（図１a，１b）．

診断と治療方針
診断は穿孔性虫垂炎，汎発性腹膜炎，麻痺性イレウスとなり，vital signは比較的保たれており緊急開腹虫垂切除の方針となった．

図３ 虫垂根部では壁全層性にS-100 染色陽性
シュワン細胞の増加を認め，内腔は狭窄していたNeuronal hypertrophy による根部の狭窄が原因と思われる虫垂穿孔の１例

35では好塩基性顆粒を伴う肥満細胞の浸潤，S-100 陽性

維腫の機序は炎症ではないが慢性炎症によるneuronal

シュワン細胞やシナプトフィジン陽性の神経節細胞

hypertrophyと似た病理所見を呈し，虫垂切除後に同所の増生を認めた． 診断としては根部に過去の炎症を見がある場合は，神経系や内分泌系の全身検索が必要反映した非腫瘍性末梢神経成分の異常発達（neuronalになる可能性がある6）．本症例は超高齢であり，検索hypertrophy） があり， 狭窄の主因と結論づけた（図は行っていないが，若年者の虫垂炎で本病理所見が見３）．

られ，他に MEN Ⅱや VRD を疑う所見があるのなら全考

身検索を行う必要があると思われる．

察

結虫垂炎は臨床医であるなら誰しもが経験する疾患であるが， その発生頻度は６-20％で， 患者の６人のうち１人が虫垂切除を経験していると報告されてい語

Neuronal hypertrophyによる根部の狭窄が原因と思われる虫垂穿孔の１例を経験した．

1）る ．

参考文献

虫垂炎の病態としては，何らかの要因による虫垂内腔の閉塞から内腔の循環障害による拡張をきたし，腸１）Jess P, Bjerregaard B, Brynitz S, et al: Acute

内細菌による虫垂壁への感染が成立して虫垂炎が発症

appendicitis. Prospective trial concerning diagnostic

するとされている．主たる閉塞の原因としては糞便，accuracy and complications. Am J Surg. 1981; 141 :

食餌，腫瘍が挙げられるが，近年虫垂炎の病態にリン232-234.

パ球や肥満細胞などの腸管免疫や神経系がかかわって2）いるという報告もみられる ．

２）Shigang Xiong, Prem puri, Laszlo Nemeth, et al:
Neronal Hypertrophy in Acute Appendicitis. Arch

本症例においては病理組織学検索により虫垂閉塞

Pathol Lab Med, 2000; 124: 1429-1433.の原因としてNeural hypertrophyが考えられた．Neural３）Keranen U, javrines H, karkkainen P, et al:

hypertrophy の特徴的病理所見としては①筋層や漿膜下Substance P- an underlying factor for pouchitis?

層での神経線維やシュワン細胞の増加， 神経節の増Prospective study of substance P- and vasoactive大， ②粘膜下層や筋層での肥満細胞の増加が挙げら

intestinal polypeptide- immunoreactive innervation

2）

れる ． Neural hypertrophy の病態としては，神経系のand mast cells. Dig Dis Sci. 1996; 41: 1665-1671.

remodeling の関与が示唆されている．繰り返される炎４）Todorovic V, Janic B, Koko V, et al: Colonic vasoac-症により神経線維で substance P や vasoactive intestinal

tive intestinal polypeptide（VIP）in ulcerative colitis-peptide が増加し，神経系の remodelingを引き起こすと

a radioimmunoassay and immunohistochemical study.

されている3）
4）． また炎症下において肥満細胞の増加に伴い，neural growth factorの発現が増加し，神経系
5）のremodelingを引き起こすとされている ．

Hepatogastroenterology. 1996; 41: 1665-1671.
５）Stead RH, Frank Aj, Goldsmith, et al: Mast cells
nerves and ﬁbrosis in the appendix a morphological

Neural hypertrophy の意義としては，Yamauchiらのassessment. J Pathol. 1990; 161: 209-219.

報告によると多発内分泌腫瘍２型（MEN Ⅱ）や von

６）Hayato Yamauchi, Shinji Sakurai, Ritsuko Tsugakoshi

Recklinghausen’s disease（VRD）の神経線維腫がまれ

et al: A Case of Diffuse Neuronal hypertrophy in6）に虫垂に発症し虫垂炎を呈することがある ．神経線Acute Apendicitis. Int Surg 2012; 97: 249-253.