37島 根 県 中 病 医 誌 44
3 7頁 〜 4 1頁

症 例 報 告腹腔鏡下に切除した虫垂原発 GIST の一例佐倉 悠介1） 小山福本実希子1） 山川大沼 秀行2） 金澤概幸法1） 永嶺達也1） 服部旭宣1）彩奈1） 佐々木将貴1）晋明1） 森岡三智奈1）

要：症例は 82 歳男性． 下行結腸癌術後のフォローアップ目的のスクリーニングCT にて虫垂の壁肥厚を認めた．虫垂腫瘍が疑われ腹腔鏡下盲腸切除術を施行した．術中迅速組織診断にて明らかな腺癌の所見は認めずリンパ節郭清は行わなかった．病理組織所見上，盲腸断端から約 15㎜程度離れたところに，粘膜下腫瘤（９×８×５mm）を認め，粘膜下層，筋層，漿膜下層において異型に乏しい紡錐形細胞の増生が観察された． 紡錐形細胞は KIT（+），DOG-1（+），CD34（+），Desmin（-）
であり，modiﬁed-Fletcher 分類の超低リスク相当の GIST（Gastrointestinal stromal tumor）と診断した．
術後３日目に退院し，以後外来にて定期的フォローアップ中であるが術後２年以上再発を認めていない．虫垂 GIST は全 GIST の 0.1％と非常にまれな疾患であり，これまでの報告例も限られるため文献的考察を加え報告する．
索引用語：GIST，虫垂A case of GIST of the Appendix
Yusuke SAKURA1）
Yukinori KOYAMA1） Ayana NAGAMINE1）
1）
Masaki SASAKI
Mikiko FUKUMOTO1） Tatsuya YAMAKAWA1）
Kuniaki HATTORI1）
Michina MORIOKA1） Hideyuki OHNUMA2）and Akiyoshi KANAZAWA1）
Key words：gastrointestinal stromal tumor, appendix

はじめにている． 医学中央雑誌で「GIST， 虫垂」 で検索した
ところ会議録を除くと報告例は２例にとどまった．まGastrointestinal stromal tumor（以下 GIST）は消化管た，PubMed で同様の検索を行ったところ17 例の報告

由来の間葉系腫瘍で， 人口 10 万人あたり２人／年全にとどまった．今回我々は腹腔鏡下に切除した虫垂原

消化管腫瘍の 0.2 〜0.5％と報告されている．GISTの発 GISTの一例を経験したので報告する．

中で胃が 60％と最も多く， 小腸（30％）， 大腸（約症10％）とつづき，大網，腸間膜，食道などは比較的まれな発生部位と報告されている． 虫垂原発の GIST は

症例：82 歳発生頻度が極めて低く，全 GISTの約 0.1％と報告され主訴：なし．

１）島根県立中央病院
２）島根県立中央病院

外科・消化器外科
病理診断科例男性．

１） Department of Surgery, Shimane Prefectural Central
Hospital２） Department of Pathology, Shimane Prefectural
Central Hospital島根県立中央病院医学雑誌

38第44巻（令和元年）

既往歴：高血圧，肥大型心筋症，冠攣縮性狭心症

術中所見：前回手術（下行結腸癌／腹腔鏡下結腸左内服薬： アムロジピン， エチゾラム， エソメプラ

半切除術 +D3 郭清）による臍下の癒着が予想されたた

ゾール，イソソルビド，酸化マグネシウム

め，右側腹部に open 法で 12mmカメラポート挿入．腹現病歴：約７か月前に下行結腸癌に対し腹腔鏡下結腔内に癒着がないことを確認し臍部に12mm，右側腹腸左半切除術 +D3 郭清を施行．定期外来フォローされ部に５mm ポート２箇所留置し，４ポートで腹腔鏡下ていたが術後フォローアップ目的の CT で虫垂腫大・手術を行った．回盲部周囲の小腸を頭側に翻し，小腸腫瘍疑いの指摘があり盲腸切除予定にて入院となる．

間膜と右総腸骨動脈周囲の腹膜との癒着を認めたため入院時現症：身長 171.4cm，体重 59.6kg，BMI 20.29，

電気メスで剥離し術野を展開，虫垂を同定した．虫垂

腹部は平坦軟，圧痛認めず．
血液生化学検査所見：WBC 4,660/ul，Hb 13.0g/dL，
CEA 1.6 ng/ml，CA19-9 ＜2.0 U/ml．に肉眼的に悪性を疑う所見はなく周囲との癒着も認めなかった． 超音波凝固切開装置で根部周囲の間膜を切開し虫垂動脈を処理．12 mmポートよりlinear stapler

腹部造影 CT 検査所見（図１）：虫垂に腫大を認め，挿入し盲腸を一部含むように切除した．術中迅速組織軽度壁肥厚を認めた．虫垂根部よりに６mm 大の濃染診で明らかな腺癌の所見を認めず，追加のリンパ節郭結節を認め，虫垂腫瘍が疑われた．

清等を行わず手術を終了した（手術時間：１時間53分，下部消化管内視鏡検査所見（図２）：虫垂入口部は出血量：１g ）．

腫瘤形成はなく， 壁外からの圧排所見なども認めな切除標本所見（図３）： 虫垂は 65 mm 長であった．

かった．内視鏡下超音波検査では，虫垂の壁構造は保断端から約 15mm 程度離れたところに， 粘膜下腫瘤たれており明らかな腫瘍は描出しえなかった．

（９×８×５mm）を認めた．粘膜面に腫瘍形成は見ら

図１

虫垂腫大を認め，虫垂根部に６mm 大の濃染する腫瘤あり（矢印）

図２ 下部消化管内視鏡検査では虫垂入口部に異常所見認めず．超音波内視鏡検査（20mHz）
では虫垂は軽度腫大あるも壁構造を保っており，壁外から圧排される所見なし．

腹腔鏡下に切除した虫垂原発 GIST の一例

39

これまで， 医中誌の報告例は２例，PubMed の報告は17 例にとどまる2 -16）．自験例を含めて 20 例のGISTの特徴を表１にまとめた．患者の年齢の中央値は 67 歳（７-88 歳）， 男性 14 例， 女性６例であった． 虫垂の近位側の病変は６例，中央部は７例，遠位部からは５例，不明は２例であった．10 例は虫垂炎のような症状を呈して発見され，１例は腹部腫瘤，残りの９例は虫垂GIST による症状を認めなかった．術前に GIST の診断
図３ 虫垂断端から約 15 mm 遠位に粘膜下腫瘤（９×８×５mm）を認めた．
れなかった．

を行えたのは２例で，虫垂腫瘍の診断で手術に至った
ものは自験例を含めて３例であった．他疾患の手術中に虫垂に異常を指摘され，虫垂切除を行ったものが２例，他疾患に対し右半結腸切除を行った標本にて虫垂病理組織学的所見（図４）：粘膜下層，筋層，漿膜GISTを指摘されたものが３例， 虫垂炎として虫垂切下層において異型に乏しい紡錐形細胞の増生が観察さ除を行ったものが８例，剖検での発見例が１例であっ

れ， わずかに筋層間神経叢に沿った進展を示していた．

た． 紡錐形細胞は免疫組織化学的に KIT（+），DOG-1

虫垂 GIST はその大きさが他の GIST に比べて小さい（+），CD34（+），Desmin（-）であり，GISTと診断した．

ことも特徴で，報告例の中での腫瘍の大きさの中央値

核 分 裂 像 は 不 明 瞭 で あ り（≦5/50 HPF），modiﬁed-は12 mm（0.5-220mm） であった． 自験例においてもFletcher 分類の超低リスク相当と考えられた． 切除標

大きさは９mmと小腫瘍であった．まれな１例として本の断端に KIT 陽性細胞は無く， 断端陰性と判定しKanekoら 15） は 22cm の大きさの虫垂 GIST の一例を報た．

告しているが，大きさが小さいことも術前の診断が困

術後経過：術後１日目より食事を再開し，術後３日難なことの一因と考えられる．虫垂 GIST は悪性度が目に特記すべき合併症なく，退院した．術後現在に至低いことも特徴として伺えた． 報告された GIST のうるまで，外来フォローアップ中であるが２年３か月無ち自験例を含む15 例は低リスク， 超低リスクに分類再発生存中である．

され，高リスクに分類されたのは２例のみであった．

考

虫垂 GIST に対する治療は報告例が少なく， 標準治察療として定まったものはない． わが国の GISTガイド

GISTは消化管・ 腸間膜に発生する間葉系腫瘍であラインにおいても切除可能な腫瘍に対しては，一括完り，KIT や CD34を発現し， 筋層内に存在するCajal 介

全切除が必要と考えられる17）．これまでの報告例にお在細胞（interstitial cell of Cajal，以下 ICCと略記）由いても， 虫垂腫瘍を疑った症例においては， 虫垂切来あるいは ICC へと分化を示すものと定義される．一除，盲腸切除，あるいは右半結腸切除が行われ，通常般的に GIST は胃や小腸に発生するものが多く， 虫垂の GIST に準じて完全切除を施行されている．さらに，

1）

原発の GIST は全 GISTの約 0.1％と報告されている ．

偶発的に診断をされた症例についても，結果完全切除

図４ 摘出標本．a） 紡錘形細胞の増生あり．b, c） 紡錐形細胞は KIT（+），DOG-1（+）．ModiﬁedFletcher 分類は超低リスク．

島根県立中央病院医学雑誌

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第44巻（令和元年）

表１⑕౛䚷
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NA not available; VLR, very low risk; LR, low risk; HR, high risk; INT, intermediate;の形となっている．切除不能と考えられた症例については Kanekoらの報告

15）にあるように他の GIST 同様，c-kit のチロシンキナーゼ阻害薬であるイマチニブによる前治療が行われている．

stromal tumor of appendix incidentally diagnosed
by appendiceal hemorrhage. World J Gastroenterol,
2007; 13, 3265-3267.
５）K. Rahimi, A. Gologan, T. Haliotis, et al:

これまでの報告例でも術前に GISTの診断に至った

Gastrointestinal stromal tumor with autonomic nerve

症例は２例と術前に確定診断が困難である．虫垂腫瘍

differentiation and coexistent mantle cell lymphomaが疑われた場合は， 悪性腫瘍，GISTなどを念頭に置

involving the appendix. Int J Clin Exp Pathol, 2008; 2,き，適切な手術加療を行う必要がある．自験例におい608-613.ても主腫瘍を完全に切除した後，これを術中迅速組織

６）A. Agaimy, P. H. Wunsch, S. Dirnhofer, et al:

診断にて悪性腫瘍を除外した後に，手術を終了した．

Microscopic gastrointestinal stromal tumors

結語

腹腔鏡下に切除を行えた虫垂 GIST の一例を経験した．虫垂腫瘍が指摘された場合は，悪性腫瘍を念頭に置きながら，外科的完全切除を目指す必要がある．

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