日本肘関節学会雑誌 24（2）2017

ビスフォスフォネート長期服用中に発生した両側尺骨非定型骨折
本田祐造

長崎労災病院整形外科

Bilateral Atypical Fractures of the Ulnar Diaphysis by Long Term Bisphosphonate UseYuzo HondaNagasaki Rosai Hospital

近年，ビスフォスフォネート（以下 BP）製剤の長期投与に関連した大腿骨非定型骨折の報告が散見されるが，尺骨に生じる非定型骨折は稀である．今回，短期間に両側尺骨骨幹部に非定型骨折を生じた症例を経験したので報告する．
症例は 73 歳女性．約 5 年間 BP 製剤を内服している．特に誘引なく左肘痛を自覚していた．
尺骨には生理的な bowing が存在し，その頂点で横骨折を認めた．2 週後に骨接合術を行ったものの，術後 13 か月の時点で骨癒合は得られず骨移植を併用した再手術を行った．さらに左術後の 6 か月で右肘痛が出現した．ほぼ左と同じ部位に横骨折を認めた．受傷 6 週で骨移植を併用した骨接合術を行い，さらにテリパラチド製剤（以下 TP 製剤）の投与を開始した．術後 3 か月で骨癒合が得られた．BP 製剤に関連した非定型骨折は尺骨に生じることがあることを留意すべきであり，特に尺骨の bowing があり，恒常的な尺骨へのストレスが存在する場合には注意が必要である．治療は積極的に骨移植を併用し，TP 製剤を追加すべきと考えられた．
【緒言】

ビスフォスフォネート（以下 BP）製剤は骨粗鬆症に対してひろく用いられており，多くの study でその有効性が証明されている．BP 製剤の問題の 1つとして，長期投与による severely suppressed boneturnover（以下 SSBT）を基盤とした非定型大腿骨骨折が広く知られている．その一方で，大腿骨以外に非定型骨折が生じることはほとんど認知されていな
い．今回，BP 製剤の長期投与中に発生した両側尺骨非定型骨折の 1 例を経験したので報告する．
【症例】症 例：73 歳 女 性． 専 業 主 婦， 身 長 143cm 体 重49kg BMI 23.7 であった．
既往歴：腰椎多発骨折による円背があり，BP 製剤を 5 年 7 か月間内服していた．
現病歴：家事中に特に誘引なく右肘痛を自覚した．
単純 X 線で尺骨は橈側凸の bowing が存在し，その頂点に横骨折を認めた．骨折部に一致して皮膚の肥厚および色素沈着，いわゆる ”Kitchen elbow sign”を認めた（図 1）．
大腿骨で測定した YAM 値 49%，T-score － 3.7 と高 度 の 骨 密 度 低 下 を み と め た も の の，Ca 8.5mg/dl，P 3.1mg/dl，ALP 329IU/l，BAP 22μg/l，TRACP-5b415mU/dl と血液検査では異常値を認めなかった．
肘関節単純 MRI でも周囲組織への浸潤や占拠性病変は確認されず，BP 製剤に関連した非定型尺骨骨折と判断した（図 2）．受傷 6 週で腸骨移植を併用した骨接合術を行った．この際，尺骨は橈側凸のbowing があったため，橈側にロッキングプレート（LCP small®，Synthes 社）を設置固定した（図 3）．
術後は 2 週間の外固定を行い，さらにテリパラチド製剤（以下 TP 製剤）の投与を開始した．術後 3 か月で骨癒合を確認した（図 4）．
また，このエピソードの 6 か月前に左側に同様の病歴があり，尺骨 bowing の頂点に横骨折を認めており，BP 製剤に関連した非定型骨折であったことが推測された（図 5）．この時は他医にて受傷 2 週で骨接合術が行われていた（図 6）が , 骨移植は併用されておらず，プレートは尺骨背側に設置され，TP 製剤は投与されていなかった．他医での術後 13か月経過しても疼痛が残存し，骨癒合が得られなかったため，腸骨移植を併用した再手術を行った（図7）．術中所見では骨折部は瘢痕組織に覆われ，骨癒合は得られておらず，screw も折損していた（図 8）．
現在，術後 1 か月で経過観察中である．

図 1 症例：73 歳 女性
著明な円背があり，常時肘をついて家事をしている．
骨折部に一致して Kitchen elbow sign を認めた．

Key words : atypical fracture（非定型骨折），bisphosohonate（ビスフォスフォネート），ulnar diaphysis fracture（尺骨骨幹部骨折）
Address for reprints : Yuzo Honda, Ngasakai Rosai Hospital, 2-12-5 Setogoe, Sasebo, Nagasaki 857-0134 Japan- 169 -ビスフォスフォネート長期服用中に発生した両側尺骨非定型骨折

図2

図3

右肘 初診時尺骨は橈側凸に bowing しており，その頂点で横骨折していた．MRI でも占拠性病変を認めず
BP 製剤に関連した非定型骨折と判断した．

右肘 術後
腸骨移植を併用した骨接合術を行った．
骨折部は瘢痕状の組織に覆われており肉眼的には特異な所見はなかった . 橈側凸の bowing があったため，プレートは橈側に設置した．

図5

左肘 他医初診時
右と同様に尺骨の bowing 頂点で横骨折を認め，BP 製剤に関連した非定型骨折であったことが推測された．

図6

左肘 他医での術後他医にて受傷 2 週で骨接合術が行われていた．
骨移植は併用されておらず，尺骨背側にプレートが設置されていた．

術後 3 か月図4

右肘 術後 3 か月
術後 2 週より TP 製剤を併用．骨癒合を確認した．

図7- 170 -術後 7 か月

術後 12 か月

左肘 術後経過術後 12 か月経過するも骨癒合は得られていない．

本

図8

表1田祐

造

左肘 再手術
術後 13 か月で再手術を行った．瘢痕組織でおおわれ，screw も折損していた．腸骨移植を併用して尺骨の橈側にプレート設置した．

諸家の治療成績
年齢

性別

左右BP
使用期間

治療方法

骨癒合

Bjorugl et al

201182F

左16 年

骨接合術＋骨移植

癒合

土屋ら

2011

79

F

両側8年

骨接合術
保存治療

6 か月
偽関節

Moon et al201376

F

左12 年

骨接合術

癒合

Ang et al

201384

F

両側

15 年

保存治療
保存治療

癒合
癒合

Grace et al201477F

右9年

骨接合術 →
骨接合術＋骨移植

癒合

岡本ら

2016

84

F

両側7年

骨接合術 (3 回手術 )
骨接合術

18 か月
6 か月

吉川ら

201680F

左10 年以上

骨接合術

6 か月

【考察】

大腿骨における非定型骨折の発生機序は BP 製剤の長期内服による SSBT を基盤とした骨脆弱性に加えて，大腿骨外彎による大腿骨外側へのストレ1)ス蓄積が指摘されている ．
自験例では BP 製剤の内服が 5 年と長期にわたっており，SSBT における骨脆弱性が基盤にあったことが考えられた．また尺骨は橈側凸に bowing し，その頂部で完全骨折を生じていることから手をついた際の軸圧ストレスが，同部に集中していたことが予想された．さらに骨折部に一致して kitchen
elbow sign といわれる皮膚の肥厚・色素沈着を認めており，円背による前傾姿勢のため慢性的な機械刺激があったと考えられた．
尺骨近位における非定型骨折の報告は渉猟しえ- 171 -2-8)たものは 7 例 10 肢であった ．3 肢で保存加療が行われており，そのうち 1 肢で偽関節となっていた．
骨癒合期間が記載してあったものでも，少なくとも 6 か月以上要しており，骨癒合が遷延するため，積極的に骨接合を行うべきと考えらえられた．また骨接合術が行われた 7 肢中 2 肢でプレート折損による再手術が行われており，自験例でも左側は骨接合のみでは 13 か月経過しても骨癒合が得られなかった．骨移植を併用した右側では 3 か月で骨癒合が得られていることから，積極的に骨移植を併用してもよいと考えられた．また Miyakoshi らは非定型大腿骨骨折の手術例で TP 製剤の使用群が有9)意に骨癒合期間を短縮したことを報告しており ，尺骨骨折においても骨癒合の促進を図るためにはTP 製剤を併用することが望ましいと考えられた．

ビスフォスフォネート長期服用中に発生した両側尺骨非定型骨折【結語】

・BP 製剤の長期投与，尺骨の生理的 bowing，さらに円背による kitchen elbow sign の存在は本骨折の危険因子と考えられた．
・骨癒合が遷延する傾向があるため，積極的に骨移植を併用し，凸側にプレートを設置することが望ましいと考えられた．
・術後に TP 製剤を投与することが望ましいと考えられた．
【文献】

1） 伊藤嘉浩，白濱正博，稗田 寛ほか：高齢者大腿骨骨幹部非定型骨折の検討．骨折．2012；34：116-9.
2） Bjorugl K, Reigstad A: Atypical fracture of the ulnar
associated with arendronate use. Acute Orthop. 2011; 82:761-3.
3） 土屋卓人，酒井昭典，大茂壽久：両側尺骨骨幹部に発生した insufficiency fracture の 1 例．整・災外．
2011；54：203-6.
4） Moon J, Bithel N, Lee T: Atipical forearm fracturesassociated with long-term use of bisphosohonate. ArchOthop Taruma Surg. 2013; 133: 889-92.
5） Ang BF, Koh JS, Ng AC, et al: Bilateral ulnar fracturesassociated with bisphosphonate therapy. Osteopros Int.
2014; 24: 1523-5.
6） 岡本駿郎，橋本二美男，高田秀夫：ビスフォスフォ
ネート製剤長期服用中に生じた両側尺骨近位部非定型骨折の 1 例．中部整災誌．2016；59：53-4.
7） 吉川 陵，穴山 聡，羽中田紘司ほか . 非定型尺骨骨幹部骨折の 1 例．山梨医学．2016；43：84-9.
8） Grace C, Kelvin K, Wei C, et al : Stress fracture of theulnar associated bisphosphonate therapy and use ofwalking aid. Osteopros Int. 2014; 25: 2151-4.
9） Miyakoshi N , Aizawa T, Sasaki S, et al : Healing ofbisphosphonate-associated atypical femoral fracturesin patients with osteoporosis: a comparison between
treatment with and without teriparatide. J Bone MinerMetab. 2015; 33: 553-9.

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