日本肘関節学会雑誌 24（2）2017

先天性橈尺骨癒合症に生じた肘関節ロッキングの 1 例
土谷1

正彦 1

小泉雅裕 2
2

新潟労災病院整形外科

倉石達也 2

新潟県立中央病院整形外科

Elbow Joint Locking Secondary to Congenital Radioulnar Synostosis ; A Case Report
Masahiko Tsuchiya1

Masahiro Koizumi2 Tatsuya Kuraishi2

1

Department of Orthopaedic Surgery, Niigata Rosai Hospital
Department of Orthopaedic Surgery, Niigata Prefectural Central Hospital2

先天性橈尺骨癒合症は橈尺骨の分化障害であり，幼少期の前腕回旋障害を主訴に診断されることが多い．しかし今回，比較的年長となってから肘関節ロッキングを契機に診断された症例を経験した．症例は 14 歳の男児で，左肘関節を深屈曲した際にロッキングを生じ，他院で静脈麻酔下に解除された際，橈尺骨近位部の骨性癒合を指摘された．その後も同様のロッキングを繰り返したため，精査加療目的に当科へ紹介された．左前腕は約 10° の回内位強直で，画像上，橈骨頭の前方脱臼を伴う橈尺骨癒合を認めた．頻回のロッキングに対する恐怖心のため，肘関節自動屈曲可動域は 90° に制限されており，全身麻酔下に手術を施行した．直視下に確認すると，ロッキングの原因は輪状靱帯による橈骨頚部の絞扼であり，他動伸展時には強い弾発を生じてロッキングが解除された．輪状靱帯を部分切除することでロッキングは完全に消失した．
【緒言】

先天性橈尺骨癒合症は橈尺骨の分化障害であり，多くの場合は橈尺骨近位部の骨性癒合を認める 1, 2)．
一般的には幼少期に，前腕の回旋障害を主訴として医療機関を受診し，診断に至ることが多い．しかし今回，比較的年長となってから生じた肘関節ロッキングを契機に橈尺骨癒合症と診断され，ロッキングに対して観血的治療を行った症例を経験したので報告する．
【症例】

14 歳，男児である．幼少期から左前腕の回旋障害を自覚していたが，利き手は右で日常生活に支障なかったため医療機関を受診しなかった．当科受診2 か月前に，左肘関節を深屈曲した直後から自動伸展が出来なくなり，近医整形外科を受診した．同院
で肘関節ロッキングと診断され，静脈麻酔下に解除された．その際，単純 X 線像で橈尺骨近位部の骨性癒合を指摘された．発症以前からスポーツ活動として野球を行っていたが，特に違和感なく捕球も可能でありロッキングの解除後も継続していた．しかし，その後も同様に肘関節深屈曲後のロッキングを2 回繰り返したため，精査加療目的に当科へ紹介された．当科初診時，肘関節自動可動域は伸展 0° でロッキングは解除されていたが，恐怖心のため屈曲90° に制限されていた．また，左前腕の回内外運動は自動運動，他動運動ともに不可能であり，約 10°の回内位強直であった．単純 X 線および CT 像では橈骨頭の前方脱臼を伴う近位部での橈尺骨癒合を認めた（図 1,2）．外傷歴を認めないことから，先天性橈尺骨癒合症と診断し，繰り返す肘関節ロッキングに対する手術治療を行った．まず，全身麻酔下にロッキングの再現を試みた．他動的に深屈曲させた後にゆっくり伸展させていくと，屈曲 90° 付近で強い抵抗を認めた．さらに伸展ストレスを加えると，強い弾発音とともにロッキングが解除され，その後は抵抗なく伸展可能となった．外側進入法で直視下に確認すると，深屈曲位では本来橈骨頭周囲にあるべき輪状靱帯が遠位へ移動し，前方脱臼位の橈骨頚部を強く絞扼してロッキングを生じていた（図 3a,b）．
強く他動伸展することでロッキングは解除されたが，同時にはっきりとした弾発現象も伴った．この弾発は，輪状靱帯の絞扼が外れて，同靱帯が本来の橈骨頭周囲に戻ることで生じていた．（図 3c,d）．弾発の原因となっている輪状靱帯の外側から前方部分を切除することで，ロッキングおよび弾発現象は完全に消失した（図 4a,b）．術後は出血が落ち着くまでの数日間のみ副子固定し，その後は痛みに応じて肘の屈伸運動を制限なく許可した．術後半年の時点
でロッキングの再発は認めず，肘関節自動可動域は伸展 0°，屈曲 130° と良好である．（図 5）．

Key words : congenital radioulnar synostosis（先天性橈尺骨癒合症），elbow joint locking（肘関節ロッキング），snappingelbow（弾発肘）Address for reprints : Masahiko Tsuchiya, Department of Orthopaedic Surgery, Niigata Rosai Hospital, Tounchou, Joetsu City,
Niigata 942-8502 Japan- 98 -

先天性橈尺骨癒合症に生じた肘関節ロッキングの 1 例

図1

左肘関節単純Ⅹ線像
橈尺骨近位部は骨性に癒合し，橈骨頭は前方脱臼位である．

図2左肘関節 3D-CT
橈尺骨近位部の骨性癒合を認める（矢印）．

abcdab図 3 手術時所見
a・b．深屈曲時に輪状靱帯（矢頭）は，橈骨頚部を絞扼．
c・d．伸展時に，輪状靱帯（矢頭）が本来の橈骨頭周囲に移動．

図 4 輪状靱帯の部分切除後
a・b．輪状靱帯の外側から前方部を，部分切除．

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土谷正彦

ほかが不十分な場合には，ロッキングの再発が予想されるが，同靱帯の外側から前方部を切除したことに起因する，肘関節の過伸展傾向や内反動揺性が出現することも懸念され，長期的な観察が必要である．また，同様の年長児においてロッキングのみならず，回旋可動域障害に対する愁訴が強い場合には骨性癒合に対する処置も考慮される．しかし，前述の通り変形を伴う橈骨頭が，癒合部切除後に良好な腕橈関節の適合性を保つとは考えにくく，その術式については十分に検討する必要があり今後の課題である．

図 5 最終観察時の左肘関節自動屈伸可動域【結【考察】

先天性橈尺骨癒合症に対する手術は，回旋肢位を良肢位に矯正する回旋骨切り術 3,4) および癒合部切除後に再癒合を防止する分離授動術 5) に大別される．いずれも日常生活動作上の支障が大きい高度の回内位強直例で行われることが多く，対象も年少児が中心となる 6)．本症例は，回旋障害の訴えが乏しくスポーツ活動も制限なく可能であったため，現状の回旋肢位が本人にとっての良肢位と考えられた．
しかし，肘関節ロッキングは深屈曲時に疼痛を伴い頻回に生じているため，観血的治療の適応と判断した．
伸展時に腕橈関節へ陥入した輪状靱帯が，屈曲時に押し出されて生じる通常の弾発肘とは異なり 7)，
先天性橈尺骨癒合症の場合，屈曲時に橈骨頭に引っ掛かった前方の索状組織がロッキングを引き起こし，伸展時にそのロッキングが解除される際，強い弾発を生じるとされる．この索状組織については，いまだ一定の見解が得られておらず，輪状靱帯 8-10)や外側靱帯複合体 11) もしくは前方関節包 12) とするものまで様々な報告がある．本症例では，深屈曲時に輪状靭帯が橈骨頚部を絞扼することでロッキングが生じ，伸展の際には，その絞扼が解除されて弾発現象を生じていた．同靱帯の部分切除後に関節内を確認したが，前方脱臼位の橈骨頭は軽度変形し，後方部分に関節軟骨で被覆された腕橈関節面が形成されていた．関節内にはロッキングの原因となり得る異常を認めず，また橈骨頭の前方部分は関節外に大きく突出していたが，その周囲にも絞扼を引き起こすような，他の異常組織は確認できなかった．このことから，本症例における原因は，明らかに輪状靱帯であったと思われる．Masuko ら 8) は，橈尺骨癒合症に伴う肘関節ロッキングの多くが 10 歳代の男児で，橈骨頭の前方脱臼を伴う症例に限られていることから，第 2 次成長期における橈骨頭の急激な成長に対して，低形成の輪状靱帯が屈曲時に引っ掛かりロッキングを生じると考えた．本症例も橈骨頭の前方脱臼を伴い，10 歳代の男児であることから，同様に橈骨頭の急激な成長を契機に発症したと考えられる．
ロッキングに対する治療として本症例では，原因となっていた輪状靱帯の部分切除を行い良好な結果が得られたが，同靱帯を切離して緊張を緩めるのみでも寛解が得られたとの報告もある 10)．当然，処置- 100 -語】

先天性橈尺骨癒合症に生じた肘関節ロッキングの 1 例を経験した．過去の報告同様に，成長期の男児で橈骨頭の前方脱臼を伴っていた．手術時所見から，ロッキングの原因は輪状靱帯であり，肘関節他動伸展時には強い弾発を生じてロッキングが解除された．輪状靱帯を部分切除することでロッキングは完全に消失し，術後の肘関節可動域も良好である．
要旨は，第 29 回日本肘関節学会学術集会において発表した．
【文献】

1）Cleary JE, Omer GE Jr: Congenital proximal radio-ulnarsynostosis. J Bone Joint Surg Am. 1985; 67: 539-45.
2）Simmons BP, Southmayd WW, Riseborough EJ et al:Congenital radioulnar synostosis. J Hand Surg. 1983; 8:829-38.
3）Green T: Congenital radio-ulnar synostosis : surgicaltreatment. J Bone Joint Surg Am. 1979; 61: 738-43.
4）服部達哉，堀井恵美子，馬島雅高ほか：先天性橈尺
骨癒合症に対する橈骨骨幹部中央回旋骨切り術の検討．日手会誌．2008；24：505-7．
5）Kanaya F, Ibaraki K: Mobilization of a congenital
proximal radioulnar synostosis with use of a freevascularized fascio-fat graft. J Bone Joint Surg Am. 1998;
80: 1186-92.
6）堀井恵美子，洪 淑貴，大塚純子ほか：先天性橈尺
骨癒合症に対する手術治療．日手会誌．2012；29：196-8．
7）安藤祐之，細谷俊彦，西浦康正ほか：輪状靭帯によるばね肘の治療経験．整形外科．1995；46：161923．
8）Masuko T, Kato H, Minami A, et al: Surgical treatmentof acute elbow flexion contracture in patients withcongenital proximal radioulnar synostosis; a report of twocases. J Bone Joint Surg Am. 2004; 86: 1528-33.
9）堀井恵美子，洪 淑貴，中村蓼吾：先天性橈尺骨癒合症における弾発肘の経験．日肘会誌．2000；7：
113-4．
10）丸山真博，高原政利，菊池憲明ほか：先天性橈尺骨
癒合症に合併した弾発肘の 1 例．日肘会誌．2007；
14：228-30．
11）田中啓之，森友寿夫，村瀬 剛ほか：橈骨前方脱臼を伴う先天性橈尺骨癒合症に発症した肘関節ロッキングの 1 例．日肘会誌．2006；13：153-4．
12）菊池 啓，田中清介，岡 正典：先天性橈尺骨癒合症の 2 例．季刊関節外科．1984；3：233-7．