仙台市立病院医誌

索引用語
腸管嚢腫様気腫症
腸重積
高圧酸素療法41, 15-20, 2021

症例報告

腸重積を契機に発見された腸管嚢腫様気腫症の若年男性の 2 例
野鈴平村木
塚栄 樹，渡 辺 ゆみ子，平 塚 早 貴
直 生，佐 藤 公 子，佐 藤 伊佐雄
敬 士，鈴 木 範 明，長 﨑太
川 村 昌 司，菊 地 達 也

要旨 : 腸重積を契機に発見された腸管嚢腫様気腫症（PCI）の 2 例を経験した．1 例目は 17 歳男性．
腹痛にて当院紹介，CT 検査で右側結腸の腸重積が疑われ，注腸造影を行い整復した．整復後の上行結腸周囲には透亮像が多発し，PCI が疑われた．全大腸内視鏡検査（TCS）では，上行結腸に粘膜下腫瘍様隆起が多発，超音波内視鏡では音響陰影を伴う板状の高エコー像を認め，PCI と診断した．整復後は高圧酸素療法を行い，再燃なく経過している．2 例目は 21 歳男性．腹痛のために救急外来受診．
特徴的な CT 所見から腸重積をきたした PCI を疑い，注腸整復した．TCS でも PCI に矛盾しない所見であり，高圧酸素療法を行った．PCI は，基礎疾患のない特発性と基礎疾患を伴う続発性に分類される．腸重積を伴う PCI の特徴として本邦報告例の検討から，特発性・右側結腸に好発・若年男性に頻度が高いことが挙げられ，本 2 症例も同様であった．

はじめにした．症状の改善なく翌日に当院転院となった．
【来院時現症】 身長 165 cm，体重 50 kg，血圧

腸 管 嚢 腫 様 気 腫 症（pneumatosis cystoides

115/70 mmHg，体温 37.5 度，脈拍 98 回/分，臍周intestinalis : PCI）は腸管壁内に気腫性嚢胞が多囲に圧痛あり，筋性防御なし，腸蠕動音は軽度亢発する比較的稀な疾患である1，2）．本症に特有の進していた．

症状はなく，無症状で検査の際に偶然に発見，あ【血液生化学所見】 貧血，低栄養，炎症反応上るいは腹痛や下痢，少量の血便などの軽微な症状昇を認めなかった．

を契機に発見されることが多いが，稀に腸重積の【腹部骨盤部造影 CT 検査】 右側横行結腸に原因となり得る．今回腸重積を契機に PCI が発

multiple concentric ring sign を認め，腸重積が疑見された若年男性の 2 例を経験したので報告すわれた（図 1a）．また腸管壁に沿って含気性腫瘤る．の多発を認めた（図 1b）．
症例

1【臨床経過】 診断と整復目的に施行したガスト
ログラフィン® 注腸造影ではカニ爪様所見を認【症例】 17 歳，男性．

め，右側結腸が陥入していた．愛護的に用手整復【主訴】 上腹部痛．

を加え，整復後の上行結腸には表面平滑な嚢胞様【家族歴】 特記事項なし．の透亮像が多発し，腸管嚢腫様気腫症（PCI）が【既往歴】 特記事項なし．

疑われた（図 2）．後日待機的に施行した全大腸【現病歴】 生来健康であったが，2017 年 3 月

内視鏡検査（TCS）では，上行結腸に表面平滑な某日に上腹部痛が出現．持続したため近医に入院粘膜下腫瘍様隆起が多発（図 3a），超音波内視鏡検査で音響陰影を伴う板状の高エコー像を認め

仙台市立病院消化器内科（図 3b），PCI と診断した．整復後は症状再燃な

16

図 1a.

図 1b.

腹部骨盤部造影 CT 検査 : 右側横行結腸にmultiple concentric ring sign を認め，腸重積が疑われた（矢印）．

図 3a.

全大腸内視鏡検査 : 上行結腸に表面平滑な粘膜下腫瘍様隆起が多発していた．

腹部骨盤部造影 CT 検査 : 腸管壁に沿って含気性腫瘤の多発を認めた（矢印）．

図 3b. 超音波内視鏡検査 : 音響陰影を伴う板状の高エコー像を認めた．

く退院となった．退院後，治療として高圧酸素療法を行う方針となり，専門施設に紹介した．高圧酸素療法施行 1 年後の経過観察 TCS では上行結腸の粘膜下腫瘍様隆起の縮小を認め，以後腸重積の再燃はきたしていない．
症例

2【症例】 21 歳，男性．
図 2.

注腸造影検査 : 右側横行結腸にカニ爪様所見を認め，腸重積をきたしていた．造影剤を注入し，愛護的に用手整復した．

【主訴】 腹痛，嘔吐．
【家族歴】 特記事項なし．
【既往歴】 特記事項なし．
【現病歴】 2017 年 2 月頃より自然寛解する腹17痛を繰り返していた．4 月某日これまでより強い瘤の多発を認め，PCI による腸重積が疑われた（図腹痛が出現，その後嘔吐あり当院に救急搬送され4）．

た．

【臨床経過】 整復目的に注腸造影を施行し，陥【来院時現症】 身長 189 cm，体重 61 kg，血圧入していた右側横行結腸を用手整復した（図 5）．

136/76 mmHg，体温 36.9 度，脈拍 66 回/分，臍周

上行結腸には嚢胞様の透亮像が多発し，PCI に矛囲に圧痛あり，反跳痛なし．

盾しない所見だった．待機的な TCS で上行結腸【 血 液 生 化 学 所 見 】 白血球高値（16,700/μL）に軟らかい粘膜下腫瘍様隆起が多発（図 6a），超を認める他は特に異常はみられなかった．

音波内視鏡検査で音響陰影を伴う板状高エコー像【腹部骨盤部造影 CT 検査】 右側横行結腸にを認め（図 6b），PCI と診断した．専門施設で高multiple concentric ring sign，腸管壁には含気性腫

圧酸素療法を行い，以後腹部症状の再燃は認めていない．

図 4.

図 5.

腹部骨盤部造影 CT 検査 : 右側横行結腸にmultiple concentric ring sign を認め（矢印），腸重積が疑われた． 腸管壁に沿って含気性腫瘤の多発を認めた．

注腸造影検査 : 右側横行結腸にカニ爪様所見を認め，上行結腸周囲には嚢胞様の透亮像が多発していた．

図 6a.

全大腸内視鏡検査 : 上行結腸に表面平滑な粘膜下腫瘍様隆起が多発していた．

図 6b.

超音波内視鏡検査 : 音響陰影を伴う板状の高エコー像を認めた．

18

考に Miwa3） が第一例を報告して以来，近年では画察像診断の進歩で報告数が増加している．

PCI は，腸管壁内に多数の気腫性嚢胞を形成す

PCI は，基礎疾患のない特発性と基礎疾患を伴る比較的稀な疾患である．1730 年に Du Vernoi1）

う続発性に分類され，Koss らの報告4） によるとが剖検例を報告しているのが最初であり，その後特発性 15%，続発性 85% とされている．続発性Meyer によって命名された2）．本邦では 1901 年の基礎疾患には慢性閉塞性肺疾患，全身性エリテ

表 1.
症例 報告年

報告者

年齢 性別

腸重積を合併した PCI の本邦報告例

併存症

部

治位

療

初回治療

二次治療

11983 小室5）

21

男 なし

上行結腸注腸整復21988 宮坂6）

15

女 なし

盲腸

観血的整復術結腸右半切除術

31995 白岩7）17

男 脳性麻痺

上行結腸注腸整復

結腸右半切除術

41998 今村8）

10

男 脳性麻痺

上行結腸〜S 状結腸注腸整復

結腸左半切除術

51999 矢内原9）

12

女 SLE

上行結腸注腸整復

62000 尾山10）12

女 気管支喘息

盲腸高圧浣腸72006 玉木11）21

男 気管支喘息

上行結腸

高圧浣腸

結腸右半切除術82008 渡邊12）

22

男 なし

上行結腸

内視鏡的整復結腸右半切除術
回盲部切除術92008 國末16

男 なし

盲腸〜上行結腸高圧浣腸

102009 西14）20

男 気管支喘息

上行結腸

高圧浣腸・高圧酸素療法

112010 佐藤15）

19

女 なし

上行結腸結腸右半切除術122010 Nagata16）

23

男 なし

上行結腸

上行結腸部分切除術132011 小林17）

16

男 なし

盲腸

回盲部切除術142011 小松原18）

15

男 なし

盲腸回盲部切除術152012 松浦19）

50

男 なし

盲腸〜上行結腸

高圧浣腸・盲腸腹膜固定術

162012 木水20）

14

男 なし

盲腸〜上行結腸

高圧浣腸・高圧酸素療法

172012 小松21）

18

男 なし

盲腸〜上行結腸回盲部切除術

182012 小久保22）

23

男 潰瘍性大腸炎 盲腸〜横行結腸観血的整復術

192014 後藤23）

17

男 なし

盲腸〜上行結腸

内視鏡的整復・高圧酸素療法 結腸右半切除術

202014 矢野24）

17

男 なし

盲腸〜上行結腸注腸整復

結腸右半切除術

212014 田辺25）

21

男 なし

盲腸〜上行結腸注腸整復

回盲部切除術222015 武井26）

2

男 sJIA

上行結腸〜横行結腸 観血的整復術・高圧酸素療法

232016 バレンチナ27） 43

女 なし

上行結腸

内視鏡的整復242016 齋藤28）

17

男 なし

盲腸〜上行結腸結腸右半切除術

252017 平山29）

12

男 なし

上行結腸〜横行結腸 高圧浣腸・高圧酸素療法

262017 滝口30）

17

女 なし

盲腸〜上行結腸注腸整復・高圧酸素療法

272018 川島31）

17

男 なし

盲腸〜横行結腸

内視鏡的整復結腸右半切除術282018 大住32）

20

男 なし

盲腸〜上行結腸注腸整復

結腸右半切除術292019 片桐33）

28

男 なし

盲腸〜上行結腸回盲部切除術

302020 三森34）

13

男 なし

上行結腸

高圧浣腸・高濃度酸素療法

312020 三森34）

10

男 気管支喘息

上行結腸

高圧浣腸・高濃度酸素療法

322021 本症例 1

17

男 なし

盲腸〜横行結腸注腸整復・高圧酸素療法

332021 本症例 2

21

男 なし

盲腸〜横行結腸注腸整復・高圧酸素療法

13）

SLE : 全身性エリテマトーデス
sJIA : 全身型若年性特発性関節炎

19マトーデスなどの膠原病，炎症性腸疾患，悪性腫瘍，ステロイドや α グルコシダーゼ阻害薬の長期に整復を施行した．整復後のさらなる追加治療として高圧酸素療法を行い，その後再燃をきたして使用，化学療法などが挙げられている ．本 2 症

いない．本 2 症例は保存的治療で改善を得たが，例は若年で基礎疾患を有さないことから，特発性過去の報告では，重積を整復後に症状を繰り返しであると考えられた．

手術を要した例5，7，8，11 13，24，25）や，高圧酸素療法後に4）-PCI の臨床症状には腹部膨満・腹痛・血便・下も再発を繰り返し手術に至った例23） のように，痢などが報告されているが，一般には軽微なこと保存的治療のみでは完全寛解を得ることが難しいが多く，画像検査によって偶然に発見されること症例があり，慎重に経過観察していくことが望まも多い．腸重積をきたした PCI の本邦報告例は，しい．本 2 症例は，重積を解除し早期に高圧酸素

1983 年 1 月〜2020 年 12 月の期間を医学中央雑療法を導入できたことで手術を回避できた可能性

誌で「腸重積」と「腸管嚢腫様気腫症」，「腸管嚢があると考えられた．

胞状気腫症」または「腸管嚢胞様気腫症」をキー

結ワードに検索したところ（会議録を除く），31 例

語の報告 5 34） があり，これらに本 2 症例を加えた

腸重積を契機に PCI が発見された若年男性の 233 例について検討を行った（表 1）．男性 27 例・例を経験した．2 例とも注腸造影を行い整復を女性 6 例と男性に多く，年齢は 2〜50 歳（平均行った後に高圧酸素療法を施行し，改善を得た．

18.7 歳）と若年者に多かった．特発性が 24 例，腸重積をきたす PCI は一般的な PCI と比べ，特-続発性が 9 例（併存疾患を有する例とした : 気管発性・男性・若年発症・右側結腸に多いという特支喘息 4 例，脳性麻痺 2 例，全身性エリテマトー徴が挙げられ，本 2 症例も同様であった．若年男

デス 1 例，潰瘍性大腸炎 1 例，全身型若年性特発性の大腸腸重積の一因として鑑別に挙げるべき疾性関節炎 1 例）と特発性が多く，気腫の発生部位患と思われた．

は全例が右側結腸を含んでいた．本邦における2000 年以降の PCI 報告例の検討21） では，発生頻

本論文内容に関連する著者の利益相反 : なし

度に性差はなく，発症年齢は 60〜80 歳が全体の文約半数を占め，発生部位は食道から直腸までの全消化管で起こり得るが，特発性 PCI では左側結腸，続発性 PCI では小腸及び右側結腸に発生する傾向があるとしている．一般的な PCI と異なり，腸重積を伴う PCI の特徴として，特発性・若年・男性・右側結腸に多いことが挙げられる．
PCI の治療として酸素吸入療法が挙げられ，特献1） Du Vernoi GJ : Aer intestinorum tam subextima quam
intima tunica inclusus.

Obsergationae Anatomicae

Acad Scient Imp Petoropol 5 : 213-215, 1730
2） Heng Y et al. : Pneumatosis intestinalis : a review.
AMJ Gastroentrol 90 : 1747-1758, 1995
3） Miwa Y : Uber einen Fall von Pneumatosis cystoides
intestinorum hominis.

Zbl Chir 28 : 427-428, 1901に高圧酸素療法が有用とされている35）．その機序

4） Koss LG : Abdominal gas cysts（pneumatosis cystoi-

は，高濃度の酸素吸入により動脈血酸素濃度が上

des intestinorum hominis）: An analysis with a report

昇し，その酸素が気腫内の窒素と入れ替わり，入れ替わった酸素が組織や毛細血管に吸収されることにより気腫が消失するとされる．また，PCI が腸重積を伴った際には，腸管虚血，穿孔，出血等がないことを確認後，非観血的な整復が望まれる．
整復には，注腸造影，大腸内視鏡を用いた方法などがある．本 2 症例は，水溶性造影剤であるガス
トログラフィン® による注腸造影を行い，愛護的of a case and a critical review of the literature.

AMAArch Pathol 53 : 523-549, 19525） 小室恵二

他 : 腸重積を合併した腸管嚢腫様気腫症の 1 例．外科診療 25 : 117-119, 19836） 宮坂圭一

他 : 腸重積症を伴った腸管嚢腫様気腫の 1 例．日消誌 85 : 302, 19887） 白岩浩

他 : 腸重積を契機に発見された腸管嚢胞 様 気 腫 症 の 1 例． 日 腹 部 救 急 医 会 誌 15 : 784,1995

208） 今村俊彦

他 : 腸重積を契機に発見された腸管嚢腫 様 気 腫 の 1 例． 日 小 児 栄 消 病 会 誌 12 : 51-55,

22） 小久保健太郎

誌 73 : 3197-3202, 2012

19989） 矢内原久他 : 腸重積症を伴った Pneumatosis in他 : 腸管気腫性嚢胞症が原因となった

腸重積の 1 例．日腹部救急医会誌 20 : 353, 2000
11） 玉木雅子

23） 後藤康彦 他 : 腸重積を合併した腸管嚢胞性気腫症の 1 例．Gastroenterol Endosc 56 : 3805-3809, 2014

testinalis．小児外科 31 : 534-538, 1999
10） 尾山勝信

24） 矢野有紀

他 : 腸重積を契機に発見された腸管嚢1748, 201425） 田辺義明

他 : 短期間に腸重積を繰り返した腸管嚢 胞 様 気 腫 症 の 1 例．Prog Dig Endosc 85 : 116-200612） 渡邊克隆

他 : 腸管嚢腫様気腫症による腸重積の 1

切除例．日消外会誌 41 : 241-246, 2008
嚢胞性気腫症の 1 例．日腹部救急医会誌 28 : 493他 : 保存的に治療しえた腸重積にて発症した腸管嚢腫様気腫症の 1 例．日腹部救急医会誌15） 佐藤梨枝

他 : 腸重積を契機に発見された腸管嚢腫 様 気 腫 症 の 1 例． 日 臨 外 会 誌 71 : 2052-2056,
16） Nagata S et al. : Pneumatosis coli complicated withintussusception in an adult : report of a case.

Surg他 : 腸管嚢胞様気腫症が先進部となった腸重積の 1 例．日臨外会誌 72 : 2866 2870,-勝他 : 腸重積により緊急手術を施行した

腸管嚢腫様気腫症の 1 例．福島医誌 66 : 182-186,2016
裕他 : 腸重積を合併した小児腸管嚢胞様気腫症の 1 例．小児内科 49 : 767-770, 201730） 滝口進也

他 : 腸重積を契機に診断し高圧酸素療

1 例．臨床外科 72 : 1269-1273, 201731） 川島龍樹

他 : 腸管嚢胞様気腫症を先進部として反 復 し た 腸 重 積 の 1 例． 日 臨 外 会 誌 79 : 1479-201118） 小松原隆司

例．Prog Dig Endosc 88 : 146-147, 2016

法を含む保存的治療が奏効した腸管嚢腫様気腫症のToday 40 : 460-464, 201017） 小 林 ゆ か り

他 : 内視鏡的整復により回復した腸管嚢腫様気腫症による成人腸重積の 129） 平山2010

他 : 腸管嚢胞性気腫症による腸重積の 1 例．臨外 66 : 1673-1677, 2011
他 : 腸重積を契機に発見された腸管嚢腫 様 気 腫 症 の 1 手 術 症 例． 日 消 外 会 誌 45 : 459-1484, 201832） 大住幸司

他 : 腸重積を契機に発見された腸管嚢腫様気腫症の 1 例．日小児会誌 116 : 555-559, 201221） 小松聖史 他 : 若年男子に発症し腸重積の原因となった腸管嚢腫様気腫症の 1 例．日消外会誌 45 : 778-784,

他 : 腸重積で発症し腹腔鏡下切除術を施行した腸管嚢腫様気腫症の 1 例．日腹部救急医会
誌 38 : 1047-1050, 201833） 片桐465, 201220） 木水友一

1513, 201528） 齋藤

29 : 797-801, 200919） 松浦正徒他 : 腸管嚢腫様気腫症を合併した全身型若年性特発性関節炎．日小児会誌 119 : 150927） オスタペンコ・バレンチナ

496, 2008
鉄生117，201426） 武井麻里子

13） 國末充央 他 : 腸重積症で発見された上行結腸腸管

2012

他 : 腹腔鏡下手術を施行した腸管嚢胞様 気 腫 症 に よ る 腸 重 積 の 1 例． 手 術 68 : 1745-腫 様 気 腫 症 の 1 例． 日 臨 外 会 誌 67 : 1333-1337,14） 西

他 : 潰瘍性大腸炎経過中に発症した腸管嚢胞様気腫症による腸重積の 1 例．日臨外会

忍他 : 腸管嚢腫様気腫症による腸重積の 1

例．日臨外会誌 80 : 1147-1151, 201934） 三森宏昭

他 : 腸管嚢胞様気腫症による腸重積症．

日小児会誌 124 : 1542-1547, 202035） Forgacs P et al. : Treatment of intestinal gas cysts byoxygen breathing.

Lancet 1 : 579-582, 1973