日臨外会誌

症

83（11），1993―2000，2022

例

高度栄養障害と血液凝固異常をきたした肝血管腫（長径23cm）の １ 例
岐阜大学外科学講座消化器外科・小児外科学分野
藤 林 勢 世
深 田 真 宏
村 瀬 勝 俊東 敏 弥
松 橋 延 壽髙 橋 孝 夫
症例は40歳の女性で， １ カ月前から増悪する腹部膨満と右側腹部痛および経口摂取不良のため，近医を受診した．腹部超音波検査で肝右葉を占める巨大肝腫瘍を指摘され，当院へ紹介となった．長期間の経口摂取不良のため重度低栄養状態であり，血液検査にて高度の貧血，フィブリノーゲン値低下，FDP と D ダイマー値の著明な上昇を認めた．
腹部造影 CT と造影 MRI から，腫瘍内出血を伴う23×15cm の巨大肝海綿状血管腫と診断した．腫瘍随伴性の栄養障害と凝固機能異常をきたしており，手術適応と判断した．
術中の出血コントロール目的に腫瘍の支配血管である右肝動脈に対する塞栓術を術前に施行し，肝右 ３ 区域切除術を施行した．術後凝固異常の著明な改善を認め，経口摂取も良好となり，経過良好にて術後11日目に退院となった．術後12カ月現在，血液検査の正常化および栄養状態の改善を認め，無再発経過観察中である．
索引用語：肝血管腫，栄養障害，凝固異常
はじめに腹部造影 CT と造影 MRI を施行した結果，巨大肝血肝血管腫は最も頻度の高い肝良性腫瘍である ．多管腫が疑われる所見であった．血液検査においては貧くは無症候性で経過観察されることが多いが，時に腫血と血液凝固異常がみられ，画像所見と併せて腫瘍内瘍に起因する出血や血液凝固異常のため肝切除などの血栓形成による消耗性変化が原因と考えられた．加え積極的加療が必要となる場合がある．今回，血液凝固て，巨大肝腫瘍による下大静脈，および消化管の圧排異常に加えて消化管圧排による経口摂取障害をきたしによる著明な下腿浮腫や経口摂取不良もみられた．こた巨大肝血管腫に対して，肝動脈塞栓術（transcatheter

れらの難治性随伴症状に対して外科的治療の適応と考

arterial embolization：以下，TAE と略記）後に切除

えられ，加療目的に当科へ紹介となった．

1）

を施行し，諸症状の著明な改善を得ることができた １

入院時現症： 身 長164cm，体 重48.2kg，
BMI 17.9kg/

例を経験したため，文献的考察を加えて報告する．

m ．腹部は膨満で右季肋部に圧痛を認めた．右季肋

症

2

例

下から下腹部にかけて弾性軟な腫瘤を触知し，可動性患者：40歳，女性．

は良好であった．

主訴：腹部膨満，右側腹部痛，経口摂取不良．

血液検査所見：WBC 5,330/μL，Hb 6.8g/dL，Plt

既往歴：特記すべきことなし．

14.1×104/μL と著明な貧血を認めた．生化学検査で

現病歴： １ 年前から腹部膨満を認めていた． １ カ月

は AST 37U/L，ALT 19U/L，ALP 121U/L，LDH

前から増悪する腹部膨満と右側腹部痛および長期間の262U/L，T-Bil 2.0mg/dL，BUN 15.9mg/dL，Cre

経口摂取不良を主訴として，近医を受診した．腹部超0.55mg/dL，CRP 11.85mg/dL で あ っ た． ま た Alb

音波検査の結果，肝右葉を占拠する巨大腫瘍を指摘さ

3.1g/dL，ChE 171U/L，プレアルブミン 5mg/dL，ト

れ，精査目的に当院へ紹介となった．

ランスフェリン141mg/dL と低栄養状態を示唆する所見であった．凝固機能検査では APTT 36.0秒，PT 活

2022年 ６ 月29日受付

2022年 ８ 月10日採用

性62％，PT-INR 1.28，フィブリノーゲン178mg/dL，〈所属施設住所〉

FDP 282.1μg/mL，D ダイマー195.8μg/mL と FDP，〒501-1194

D ダイマーの著明な上昇を認め，腫瘍内血栓形成を反

岐阜市柳戸 １ － １― 129 ―

― 1994 ―日本臨床外科学会雑誌

83 巻

Fig. 1 Abdominal enhanced CT : Ａ : Early phase.  Ｂ : Late phase.  A 23 × 15 cm tumor occupying the right lobe of
the liver.  It was gradually contrasted over time from the limbus.  Ｃ : The inferior vena cava（arrowhead）was compressed to the left by the tumor.

Fig. 2A : Tumor is not contrasted on CTAP.  The left branch of the portal vein（a）canbe identified, but the right branch cannot be identified.  Ｂ : Tumor is contrasted via
the right hepatic artery（b）on CTHA.   CTAP, CT during arterial portography ;CTHA, CT during hepatic arteriography ; PV, portal vein ; RHA, right hepatic artery.

映する所見であった．ICGR15：4.6％，消失率（K 値）：

reverse hemangioma sign もみられたことから，血管

0.122， 肝 予 備 能 評 価 は Child-Pugh 分 類 A（ ６ 点 ），肉腫の混在も考えられる所見であった．肝右葉を中心

肝障害度 A であった．

に腫瘍圧排による肝実質の萎縮をきたしており，わず

栄養学的な評価項目である prognostic nutritional

かな内側区域と代償性に肥大した外側区域が正常肝実

index（以下，PNI と略記）は32.3，好中球 / リンパ球質領域であった．右上腹部を占拠する肝腫瘍により下比（neutrophil/lymphocyte ratio：以下，NLR と略記）

大静脈（inferior vena cava：以下，IVC と略記）とは17.7，血小板 / リンパ球比（platelet/lymphocyte ra-膵頭部領域は圧排され，左側に大きく偏位していた

tio：以下，PLR と略記）は528，CONUT 値2）は ５ 点（中（Fig. 1C）
．経動脈性門脈造影下 CT（CT during ar-等度異常）であった．

terial portography：以下，CTAP と略記）では腫瘍

腹部造影 CT 所見：肝右葉を占める23×15cm の巨の造影効果はみられない一方（Fig. 2A），肝動脈造影大な腫瘍を認めた．早期相で辺縁部から濃染され（Fig.

下CT（CT during hepatic arteriography：以下，CTHA

1A），後期相にかけて内部にむけて不均一に造影されと略記）では右肝動脈を介した腫瘍の造影効果を認める所見（Fig. 1B）から，肝海綿状血管腫が疑われた．

た（Fig. 2B）．以上の所見から，肝腫瘍は右肝動脈か

しかしながら，腫瘍の一部で中心部から造影される

ら血流支配を受けていると考えられた．

― 130 ―

11 号

巨大肝血管腫の １ 例― 1995 ―Fig. 3 Intra-operative findings : Ａ : Large tumor（a）occupying the right lobe of the liver.  Ｂ : The right hepatic artery（b : posterior branch, c : anterior branch）,right branch of portal vein（d）,and right branch of hepatic duct weredivided after identification of the anterior and posterior regional branches, respectively, before liver dissection.  Ｃ :After resection of the right three sections.  e, inferior vena cava ; f, left hepatic vein ; g, round ligament of liver.

Fig. 4 A marked decrease in FDP was observed immediately after operation,and hemoglobin and fibrinogen increased over time.  Hb, hemoglobin ; Fbg, fibrinogen ; FDP, fibrin/fibrinogen degradation products.

腹部造影 MRI 所見：T1 強調像で腫瘍内に高信号領域を認め，出血や血腫形成が疑われた．T2 強調像で支配血管と考えられる右肝動脈に対して TAE を施行した．

は腫瘍の一部で不均一な高信号を呈し，拡散強調像で

手術所見：全身麻酔下に仰臥位とし逆 T 字切開で開は不均一に高信号と低信号が混在しており，造影 CT

腹した．大量の淡黄色透明な腹水を認めたが，細胞診検査と同様に血管肉腫も否定できない所見であった．

にて悪性所見は認めず，腹膜播種を示唆する所見もみ以上より，巨大肝海綿状血管腫と診断した．腫瘍圧られなかった（Fig. 3A）．肝臓の可動性は良好であり，排による症状と消耗性の凝固異常の合併，並びに一部

十分に肝右葉の授動操作を行うことが可能であった．

血管肉腫の混在も否定できないことから，外科的切除

IVC への浸潤はみられなかったため，同定可能な全ての治療方針とした．内側区域は腫瘍圧排により高度にの短肝静脈を切離して IVC からの授動を行った．そ菲薄化しており，肝右 ３ 区域切除術を行うこととした．

の後，右・中・左の ３ 本の肝静脈を肝外でそれぞれ確

その場合の予定残肝率は71.2％，算出された残肝予測保することが可能であった．肝門部操作は個別処理に

ICG K 値は0.087であった．以上より，切除可能と判て行い，右肝動脈・門脈右枝・肝管右枝をそれぞれ同断した．術中の出血コントロール目的に手術 ４ 日前に定して切離した（Fig. 3B）．右肝静脈の切離後，肝円― 131 ―

― 1996 ―日本臨床外科学会雑誌

83 巻

Table 1 Report of 51 previous cases of resection of hepatic hemangioma classified
by tumor size.
Maximal tumor size (cm)Patients (cases)

Tumor size classification

10 (2.5-40)~4.9

5.0~9.9

10.0~14.9

15.0~

51

9 (17.6％)

12 (23.5％)

16 (31.4％)

14 (27.5％)

53 (0-79)

58.5 (40-68)

53 (0-78)

53 (0-79)

48 (31-78)

Male

14 (27.5％)

2

7

3

2

Female37 (72.5％)

7

5

13

12

abdominal distension
abdominal pain

15 (29.4％)
14 (27.5％)

0
2

1
2

4
5

10
5

fever

6 (11.8％)

0

0

3

3

loss of appetite

4 (7.8％)

0

0

1

3

edema
nauseabody weight loss
Coagulopathy
KMS

3 (5.9％)2 (3.9％)1 (2.0％)17 (33.3％)
9 (17.6％)

0
0
0
0
0

0
0
0
2
0

0
1
1
3
1

3
1
0
12
8

Preoperative treatment
TAE
noneothers12 (23.5％)
34 (66.7％)
5 (9.8%)

1
8
0

1
11
0

3
11
2

7
4
3

Operative method
Partial resection
Sectional resection or more
- Tri-sectional resection
others17 (33.3％)
29 (56.9％)
4 (7.8％)5 (9.8％)

6
3
0
0

7
5
0
0

4
8
0
4

0
13
4
1

Age (years)
GenderChief complaints

Data are expressed as median (range) or number (%) of patients.
KMS, Kasabach-Merritt syndrome；TAE, transcatheter arterial embolization.

索右縁に沿って肝実質離断を行い，中肝静脈を切離し（Fig. 4）．経口摂取も良好となり，Alb 4.3g/dL，ChE

た．背側方向への肝離断は左尾状葉を温存しながら239U/L まで上昇した．さらに，PNI は47.7，NLR は

IVC 右側に向けて行い標本を摘出した（Fig. 3C）．手

1.36，PLR は173.2，CONUT 値は ２ 点（軽度異常）と術時間は ７ 時間13分，出血量は3,210g，1,120mL の赤

すべての栄養指標において術前から改善が見られた．

血球輸血を行った．

また，術後12カ月の時点で施行した造影 CT において，摘出検体および病理組織学的所見：摘出標本は27×23cm 大，4,295g の巨大肝海綿状血管腫であり，悪性再発なく残肝容量の増大を認めた．栄養状態も良好で維持されていた．
考

所見は認めなかった．斑状の梗塞巣を散見し，血管腔察

肝血管腫は肝良性腫瘍の中で最も頻度の高い疾患には器質化を伴う血栓形成を認めた．
術後経過：経過良好にて術後11日目に退院となった．

で，多くは無症状で，画像検査時に偶然発見されるこ

術後 ３ 日目にはHb 7.9g/dL，フィブリノーゲン 191mg/とが多い1）．直径が ４ cm 以上のものが巨大肝血管腫

dL，FDP 11.0μg/mL，D ダイマー9.8μg/mL と術直と呼ばれることが多く3）， ５ cm 以上となると周辺臓

後から FDP と D ダイマーの著明な低下を認めた．さ

器への圧迫症状や自然破裂症例が多くなる1）と報告さらに術後 ３ カ月の時点で Hb 12.9g/dL，フィブリノー

れている．肝血管腫に由来する症状としては腹痛や腹ゲン253mg/dL，FDP ＜2.5μg/mL，D ダイマー＜0.5

部膨満感，右季肋部不快感といった症状が多く1），有μg/mL と貧血，凝固異常ともに経時的に改善した症状症例は全体の約13％4）と報告されている．時に血― 132 ―

11 号

巨大肝血管腫の １ 例― 1997 ―液 凝 固 異 常 を 伴 う Kasabach-Merritt 症 候 群（Kasa-

肝外突出を呈する症例が14例と大部分を占めていた．

bach-Merritt syndrome： 以 下，KMS と 略 記 ） に 至

巨大肝血管腫に対する肝切除においては区域切除以上る症例があり5），重症例では予後不良な経過をたどるの肝切除が選択されることが多く，Sakamoto ら7）は症例も見られる ．腫瘍の大きさに比例して血小板数，

腫瘍径が大きくなるに伴い肝切除量と出血量が増加す

フィブリノーゲン，PT 活性の低下，D ダイマーの増ると述べている．

6）

加が起こり，KMS の合併率が上がると報告されてい肝血管腫に対する治療の一つとして TAE が選択さる ．凝固障害の病態に関しては，血管腫内の異常血れることが報告されている．TAE には術中出血量の管内皮自体，あるいは未熟な血管内皮細胞の変性等に減少56）や腫瘍縮小による肝授動操作の易化57），症状緩よる凝固因子の活性化や，大小不同の血管内腔の影響和の効果があり，合併症は腹痛，悪心・嘔吐，発熱等

で血流の鬱滞から血栓を生じ，消耗性の凝固障害が起で重篤なものは少ないとされている58）59）．過去の報告

こると考えられている8）9）．Sakamoto ら7）の報告に準においては肝血管腫の破裂時の緊急治療や，手術時のじて，KMS を巨大血管腫に合併する血小板減少およ

出血コントロールもしくは腫瘍縮小効果を期待した術

び凝固障害と定義すれば，有意な血小板減少を伴わな

前 治 療 と し て TAE を 施 行 し た 症 例 が12例（23.5 ％）い本症例はその診断定義を満たさない．しかしながら，見られた．外力を受けやすい肝外発育型の肝血管腫は徐々に増悪する腹部症状からは腫瘍の増大傾向が疑わ

外傷性破裂の危険因子とされており31），破裂時には時れ，未治療経過観察の場合では KMS に移行する可能に全身状態不良となり得る31）42）60）と報告されている．

性があったと考えられる．

破裂例 ４ 例全てで緊急 TAE が施行されている一方

7）

吉本ら1）は肝血管腫に対する肝切除の絶対適応としで，非破裂例に対しても ８ 例で TAE が施行されていて， ① 腫 瘍 破 裂， ② 腫 瘍 内 出 血， ③ 腫 瘍 増 大， ④

た．非破裂例に対する TAE は ８ 例のうち ７ 例が15cm

KMS 合併症例とし，相対的適応として，（ １ ）有症状

以上の巨大腫瘍であった．ほぼすべての肝血管腫は肝症例（腹痛や腫瘍による圧迫症状を有する腫瘍），（ ２ ）動脈が供給血管であることが知られており61），本症例

５ cm 以上の腫瘍，（ ３ ）外傷性破裂の危険のある肝表でも血管造影検査の結果から支配血管と考えられた右の腫瘍，（ ４ ）悪性との鑑別が困難な症例としている．

肝動脈に対して術前に TAE を施行した．さらに，手本症例は腫瘍内出血に伴う KMS に移行する可能性の術においては切除側の主要な血管をすべて処理してかある巨大肝血管腫であり，すべての相対的適応を満たら肝離断操作を開始することで術中の出血コントロー

していることからも手術適応と判断した．

ルを行った．最終的な出血量は3,210g にのぼったが，

医学中央雑誌で「肝血管腫」「切除」をキーワード

出血の多くは腫瘍内に貯留した血液の肝離断面からのとして2000年から2021年まで検索しえた肝血管腫に対滲出によるものであり，術前 TAE や肝門部処理の先して外科的治療を行った50例に本症例 １ 例を加えた計

行，十分な輸血準備により，安全に手術を施行するこ

51例を検討した（Table 1）6）10）～55）．

とができた．巨大肝血管腫に対する肝切除術は綿密な男性14例（27.5％），女性37例（72.5％）と女性に多く，症状は腹部膨満（29.4％），腹痛（27.5％），発熱（12.2

手術計画と大量出血に対する術前準備が必須であると考えられた．

％），食欲不振（7.8％）の順に多い結果であった．腫切除による治療効果に関しては，何らかの凝固異常

瘍径の中央値は10cm（最小値2.5cm- 最大値40cm）でを呈していた症例は17例（33.3％，うち KMS の合併

あ っ た．4.9cm 以 下 が ９ 例，5.0～9.9cm が12例，10.0の記載があった症例は ９ 例）あり，そのうち ７ 例で切～14.9cm が16例，15cm 以 上 が14例 で あ り，15cm 以

除後凝固能の改善が得られており，凝固異常を呈する上の症例ではほぼ全例で何らかの凝固異常を伴ってお症例に対しての肝切除術の有用性が示唆された．本症

り， ８ 例で KMS の定義を満たしていた．また，腫瘍例においては腹部膨満と凝固異常に加えて，腫瘍随伴径が大きくなるにつれて消化器症状などの諸症状も増性の栄養障害を伴っていた．術前画像では巨大肝血管加する傾向にあった．

腫による消化管圧排が著明であり，慢性的な経口摂取

術式に関しては １ 区域切除以上が29例（56.9％）で，不良が術前の栄養障害の原因と考えられた．外科的切そのうち ３ 区域切除を施行した報告は本症例を含めわ

除により腹部膨満感は消失し，経口摂取量は著明に増ずか ４ 例（7.8％）であった．部分切除も17例（33.3％）

加した．今回，PNI，NLR，PLR，CONUT 値の複数と比較的多くの報告があり，そのうち肝外発育またはの栄養指標を用いて術前後の栄養状態の評価を行っ― 133 ―

― 1998 ―日本臨床外科学会雑誌

た．
すべての指標において術前に栄養障害を示したが，切除後 ３ カ月の時点で栄養状態の改善を認め，術後12カ月の時点でも維持されていた．過去にも巨大肝血管腫が原因と考えられる食欲不振や体重減少をきたした
報告が ３ 例29）34）52）あり，本症例と同様に術後に症状の改善が得られていた．しかしながら，栄養指標を用いた客観的な評価はなされておらず，本症例は巨大肝血管腫の栄養面での切除効果を客観的指標に基づいて評価した本邦初の報告と考えられた．消化管圧排による経口摂取障害を伴う巨大肝血管腫症例においては，難治性の栄養障害をきたしている可能性がある．各種栄

83 巻

39－45
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2709

結

2000；61：2705－

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有症状の巨大肝血管腫症例において，外科的切除により栄養障害や凝固異常を含む諸症状の改善が得られた １ 例を経験した．巨大肝血管腫症例では切除により諸症状の改善が期待できるが，その一方で腫瘍径が大きい症例ほど手術時の出血リスクが高くなる．巨大肝血管腫に対する肝切除術は大量出血に対する術前準備が必須であると考えられ，術前 TAE 治療および手術の適切なタイミングや術前画像による綿密な手術計画
を症例ごとに検討し，安全な手術を目指すべきと考え

1993；26：904－908

養指標を用いて腫瘍随伴性の栄養障害の評価を行うこれた．

暁 他：Kasabach-8） 遠 山 洋 一， 稲 垣 芳 則， 柳 澤

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2000；61：426－431

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られる．

2002；58：46－50
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利益相反：なし
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DIC が遷延し死亡した巨大肝血管腫による Kasabach-Merritt 症 候 群 の １ 例． 肝 臓

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例．日臨外会誌

2004；45：― 134 ―

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11 号

巨大肝血管腫の １ 例

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1654

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right hepatectomy for giant hemangioma in a

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patic Portal Venous Obstruction due to a Giant

機 に 膿 瘍 化 し た 肝 血 管 腫 の １ 例． 日 臨 外 会 誌

Hepatic Hemangioma Associated with Kasa-

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2016；65：101－107との鑑別を要した肝海綿状血管腫の １ 例．Prog
Dig Endosc

健治，野口哲央他：術前診断に苦慮した肝血管腫の 1 例．山口医聡他：腹腔鏡補助下との鑑別を要し腹腔鏡下に切除した肝外発育型肝に切除した肝外発育型巨大肝血管腫の １ 例．信州血管腫の １ 例．聖マリアンナ医大誌

医誌

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33）合川公康，宮澤光男，上野陽介他：腹壁膿瘍を併発した巨大肝血管腫の １ 切除例．肝臓47）西原悠樹，脊山泰治，谷2011；

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圭吾他：感染を契機に

Kasabach-Merritt 症 候 群 を 発 症 し た 肝 血 管 腫

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108― 135 ―

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― 2000 ―日本臨床外科学会雑誌

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会誌

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2017；78：1055－1059

49）結城光太郎，北村知恵子，後藤真友他：診断が困tive arterial embolization of symptomatic giant

難であった胎児巨大肝血管腫の １ 例．福岡産婦会

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2012 ; 113 : 166－171

50）稲葉圭介，松本圭五，川端俊貴他：胃粘膜下腫瘍

57）Akamatsu N, Sugawara Y, Komagome M, et al :様の画像を呈して腹腔鏡下に切除した肝外発育性

Giant liver hemangioma resected by trisectorec-

肝血管腫の １ 例．磐田総病誌

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tomy after efficient volume reduction by trans-51）Okumura Y, Noda T, Eguchi H, et al : Pure lapa-

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下に切除した尾状葉肝血管腫（径10cm）の １ 例．
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54）長田圭司，中村公治郎，飯田拓他：下大静脈圧迫症状を呈した巨大肝血管腫に対し拡大肝左葉切
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147361）Li GW, Chen QL, Jiang JT, et al : The origin of2020；43：1373－

blood supply for cavernous hemangioma of the1379

liver.   Hepatobiliary Pancreat Dis Int 2003 ; 2 :55）久野貴広，中沼伸一，岡崎充善他：線溶亢進型優367－370

位な DIC を認めた Kasabach-Merritt 症候群合併

A CASE OF GIANT HEPATIC HEMANGIOMA（23 cm IN LONG DIAMETER）WITH SEVERE
MALNUTRITION AND BLOOD COAGULOPATHY
Seito FUJIBAYASHI, Masahiro FUKADA, Katsutoshi MURASE, Toshiya HIGASHI,
Nobuhisa MATSUHASHI and Takao TAKAHASHI
Department of Gastrointestinal and Pediatric Surgery, Gifu University

A 40-year-old woman presented with a one-month history of intensifying abdominal distention, rightsided abdominal pain, and poor oral intake.  After abdominal ultrasonography revealed a giant liver tumor
occupying the right lobe of the liver, she was referred to our hospital.  Blood tests showed severe anemia,
low fibrinogen level, and markedly elevated FDP and D-dimer levels.  After thorough examination, a diagnosis of a giant hepatic cavernous hemangioma measuring 23 × 15 cm with intra-tumoral hemorrhage
was made.  She had tumor-associated malnutrition and coagulopathy, and surgery was indicated.  To control intraoperative bleeding, embolization of the right hepatic artery supplying blood to the tumor was
performed preoperatively, and a right tri-sectional hepatectomy was performed.  After the operation, significant improvement in coagulopathy was observed, and her oral intake became good.  One year after theoperation, her blood tests were normalized and her nutritional status improved, and she is now under observation without recurrence.
Key words：hepatic hemangioma，malnutrition，coagulopathy― 136 ―