日臨外会誌症84（ 6 ），922―927，2023

例

炭酸カルシウム結石と石灰乳胆汁を合併した ６ 歳女児胆嚢炎の １ 例平

県立広島病院小児外科
原慧大 津 一

弘

症例は ６ 歳，女児．食後の腹痛を繰り返すため，前医を受診．造影 CT・MRCP にて胆石症が疑われ，当科へ紹介となった．腹部 X 線検査にて胆嚢の石灰化像と前医 CT にて胆嚢内に高輝度の鏡面像を認め，石灰乳胆汁を疑った．受診時，肝胆道系酵素の上昇や炎症所見はなく，鎮痛薬にて疼痛管理は良好であったため，全身麻酔下 ERCP を施行した．膵胆管合流異常症はなく，胆嚢管から胆嚢頸部の欠損像と胆嚢管の総胆管への低位合流を認めた．胆嚢管の結石はガイドワイヤーによる移動は不可能であった．胆嚢管の結石嵌頓による石灰乳胆汁が原因の腹痛発作，胆嚢炎と診断した．腹腔鏡下胆嚢摘出術を行った．術中所見では，胆嚢頸部に高度の炎症を認め，慢性胆嚢炎の所見であった．
周術期合併症なく術後 ４ 日目に退院となった．以降，腹痛発作は認めていない．石灰乳胆汁の小児報告例は稀であり，文献的考察を加えて報告する．
索引用語：石灰乳胆汁，腹腔鏡下胆嚢摘出術，小児胆石症
緒言

m2， 体 温36.5 ℃， 血 圧93/64mmHg， 脈 拍101回 / 分，

石灰乳胆汁（limy bile）は，胆嚢管の閉塞により形成される多量の炭酸カルシウムを含む胆汁で，腹部単動脈酸素飽和度100％，腹部は平坦・軟，右季肋部痛や圧痛はなし．眼球結膜黄染なし．

純 X 線像で体位により移動する陽性陰影を示す特徴

血液検査所見：WBC 5,600/mm3，CRP 0.01mg/dLがある．頻度は成人胆石症例の １ ～ ３ ％に存在1）し，と 炎 症 反 応 の 上 昇 は な く，T-Bil 0.6mg/dL，D-Bil

男女比は １ ：2.4と女性に多く，30-50歳台に最も多い

0.1mg/dL，AST 23U/L，ALT 8U/L， γ GTP 8U/Lとされている2）．中でも小児の報告例は少ない．今回
われわれは，石灰化乳胆汁と術前診断し，腹腔鏡下胆嚢摘出を施行した小児例を経験したので報告する．
症例

患者： ６ 歳，女児．
主訴：腹痛．
現病歴：2021年 ８ 月，食後の間欠的な腹痛が出現したため，前医を受診．鎮痛薬にて経過観察となるも食後の間欠的腹痛が継続するため，造影 CT を施行．胆嚢管，胆嚢内に高信号を認めた．MRCP にて膵胆管の評価はできなかった．前医にて小児胆石症が疑われ．
精査加療目的に当科へ紹介となった．
既往歴：特記事項なし．
来院時現症：身長116cm，体重19.5kg，BMI 14.5kg/
2023年 １ 月13日受付

2023年 ３ 月17日採用〈所属施設住所〉〒734-8530Fig. 1 腹部 X 線写真：胆嚢頸部の石灰化像（矢印）と胆嚢の石灰化像を認めた（矢頭）．

広島市南区宇品神田 １ － ５ －54― 80 ―

6 号

石灰乳胆汁の １ 小児例― 923 ―

Fig. 2 前医造影 CT 所見：（ａ）胆嚢の緊満は認めず，胆嚢内に鏡面像を伴う，高信号を認めた（矢印）．（ｂ）胆嚢管結石を認めた（矢頭）．

Fig. 3 全身麻酔下 ERCP 検査所見：（ａ）胆嚢拡張や総胆管結石は認めなかった．
胆嚢管移行陰影欠損（矢頭）を認め，ガイドワイヤーによる移動は不可能であった．胆嚢頸部結石の嵌頓と診断．膵胆管合流異常症は認めず，胆嚢管は総胆管に低位で合流し，総胆管と併走していた（矢印）．（ｂ）は（ａ）のシェーマ．

手術所見：全身麻酔の下，開脚位にて手術を開始しと肝胆道系酵素の上昇は認めなかった．CEA 1.7ng/た．臍部より12mm カメラポートを挿入，心窩部にmL と腫瘍マーカーは正常値であった．
腹部 X 線写真：胆嚢頸部の石灰化像と胆嚢の石灰化

10mm ポート，右側腹部に ５ mm ポートを挿入した（4port American style）．胆嚢は肥厚しており，胆嚢頸像を認めた（Fig. 1）．
前医造影 CT 所見：胆嚢の緊満は認めず，胆嚢内に部の炎症は高度であった．慢性胆嚢炎と診断した．

鏡面像を伴う，高信号を認めた（Fig. 2a）．胆嚢管にCritical view of safety を確認し，型通りに胆嚢を摘結石を認めた（Fig. 2b）．

出した．手術時間： ３ 時間16分，出血：少量 ．
切除胆囊肉眼的所見：胆嚢管には結石が嵌頓してお前医 MRCP 所見：総胆管の描出は不良であり，膵り，胆嚢内に粘調度の高い石灰乳胆汁が充満していた胆管合流異常症の評価はできなかった．
全身麻酔下 ERCP 所見：胆嚢拡張や総胆管結石は（Fig. 4）．

認めなかった．胆嚢頸部に陰影欠損を認め，ガイドワ

病理組織学的所見：粘膜上皮下には慢性炎症細胞浸イヤーによる移動は不可能であった．胆嚢頸部結石の潤と線維化がみられ，慢性胆嚢炎の所見であった．粘嵌頓と診断．膵胆管合流異常症は認めず，胆嚢管は総膜筋層内に Ca 成分の沈着は認めなかった（Fig. 5）．

胆管に低位で合流し，総胆管と併走していた（Fig. 3）．

成分検査所見：胆汁は炭酸カルシウムが98％以上で― 81 ―

― 924 ―日本臨床外科学会雑誌

84 巻

Fig. 4 切除胆囊肉眼的所見：胆嚢管には結石が嵌頓しており（矢印），胆嚢内に粘調度の高い白色胆汁が充満していた（矢頭）．
Fig. 5 病理組織学的検査所見：H.E. 染色（×40）粘膜上皮下には慢性炎症細胞浸潤と線維化がみられ，慢性胆嚢炎の所見であった．粘膜筋層内に Ca 成分の沈着は認めなかった．

あった．胆嚢管結石は，炭酸カルシウム49％，ビリルビンカルシウム36％，リン酸カルシウム15％であった．
術後経過：手術翌日から食事再開．胆汁瘻等の重大な合併症はなく，術後 ４ 日目に退院した．術後 １ 年半，腹痛なく経過している．
考の時間的段階であると報告した．
察

石灰乳胆汁の成因としては，①胆嚢頸部もしくは胆石灰乳胆汁（limy bile）は，胆嚢管の閉塞により形嚢管の閉塞，②胆嚢壁の慢性炎症，③胆嚢胆汁のアル成される多量の炭酸カルシウムを含む胆汁であり，カリ化が主要因とされている2）17）．これは胆石などに1911年に Churchmann3）によって初めて報告され，本よる胆汁流出路の閉塞が慢性胆嚢炎を合併し，その結邦では玉木 によって初めて報告された．石灰乳胆汁

果胆嚢壁からのイオン化カルシウム分泌増加と胆嚢内の頻度は手術症例の １ ～ ３ ％に存在し1），男女比は １：での濃縮，酸化障害が起こると考えられている．①に2.4と女性に多く，30-50歳台に最も多いとされてい関しては小児石灰乳胆汁の全例（本症例含む）に認め

4）

る ．中でも小児例は稀であり，医学中央雑誌で1964ていた．胆嚢管閉塞は成人の場合，胆嚢結石嵌頓によ～2022年11月までの期間で「石灰乳胆汁」「小児」をるものが多いが，その他に癌，狭窄瘢痕，胆嚢腺筋症，キーワードに用いて検索（会議録は除く）したところ，炎症の狭窄も報告2）されている．小児の場合，胆嚢管石灰乳胆汁の小児例は11例あり，本症例を合わせて12結石が成因となることが多い5）～15）ようである．ただ例のみ5）～15）であった（Table 1）．平均年齢は10.5歳でし，本症例のように嵌頓結石が炭酸カルシウム結石であり，本症例は本邦最年少報告例であった．男児 ５ 例，あった場合，熊谷ら13）や淺野ら19）が述べているように，女児 ７ 例であった．発見契機に関しては，全例で腹部胆嚢管の一時的な閉塞が起こったのち，石灰化胆汁が単純 X 線における右上腹部の石灰化様陰影を契機に生成され，その一部が炭酸カルシウム結石となり胆嚢診断され，胆嚢結石の成分は12例中 ８ 例で炭酸カルシ管に流出嵌頓した可能性もあり，胆嚢結石と胆嚢内胆ウムが主成分であった．基礎疾患に関しては，小児胆汁のどちらが先行したかは不明である．

2）石症の約半数は膵胆管合流異常や血液疾患を伴うが，②に関しては記載のある10例中 ９ 例（本症例含む）

石灰乳胆汁を呈した12例中10例は基礎疾患を認めなかで認めていた．③に関しては，本邦では河内ら15）が石った．

灰乳胆汁の pH が7.4であり，正常胆汁の pH と比較し本邦では石灰乳胆汁と炭酸カルシム結石を区別しててアルカリ化していることを報告している．

扱うのが一般的である16）が，石灰乳胆汁を放置すると術前診断に関しては，X 線での石灰化胆嚢陰影や，炭酸カルシウム結石になるため，一連のスペクトラムCT での鏡面像により石灰乳胆汁と診断できる．石灰であるという報告13）17）もある．Berg18）は石灰乳胆汁の乳胆汁の場合，前述したように小児においては閉塞が硬度から乳状の液体，軟らかい糊状物質，粘液ゴム様結石によることが多い．小児胆石症においては，膵胆物質，白墨様結石の ４ 型に分類し，この差は結石形成

管合流異常や胆道系の奇形等何らの基礎疾患をもつこ― 82 ―

枝園

熊谷阿部

河内

本症例

89101112

中瀬

5高杉

町田

47

星野

3遠藤

原田

26中川

1― 83 ―2023

2013

2011

2004

2003

2002

2000

1987

1984

1983

1982

1980

女

女

女

女

男

男

女

男

女

男

男

女

6

1111121414147710137

症例 報告者 報告年 性別 年齢

腹痛

心窩部痛心窩部痛

右側腹部痛

腹痛

右季肋部痛

腹痛

右季肋部痛

右季肋部痛

右季肋部痛

右季肋部痛

右季肋部痛

主訴ありありありありありありありありありありあり

あり

石灰化陰影

X 線での胆嚢

胆嚢管閉塞

胆嚢管閉塞

頸部陥頓

胆嚢管陥頓

胆嚢管陥頓

胆嚢管陥頓

( 機能的閉塞 )

陥頓なし

頸部陥頓

頸部陥頓

胆嚢管閉塞

胆嚢管閉塞

頸部陥頓

結石陥頓の有無( 胆嚢管低位合流 )なし

なし (MRCP)

あり (MRCP)

なし（MRCP）→膵炎

あり→ ERCP→膵炎あり→ ERCPあり→自然排泄なし (CT)なし (DIC-CT)なし (ERCP)

未記載

未記載

腹腔鏡下胆嚢摘出術

総胆管切開術

腹腔鏡下胆嚢摘出術

総胆管切開術開腹胆嚢摘出術術

腹腔鏡下胆嚢摘出術

開腹胆嚢摘出術

胆嚢摘出術

腹腔鏡下胆嚢摘出術

開腹胆嚢摘出＋脾摘

未記載

開腹胆嚢摘出術開腹胆嚢摘出術

開腹胆嚢摘出＋脾摘

手術

石灰乳胆汁の小児報告例

総胆管結石

Table 1

慢性胆嚢炎

慢性胆嚢炎

慢性胆嚢炎

慢性胆嚢炎

慢性胆嚢炎

慢性胆嚢炎

炎症なし

未記載

慢性胆嚢炎

慢性胆嚢炎

慢性胆嚢炎

未記載

胆嚢病理所見

赤血球症

遺伝性球状

基礎疾患

炭酸カルシウム結石

炭酸カルシウム結石

炭酸カルシウム結石

炭酸カルシウム結石

炭酸カルシウム結石

炭酸カルシウム結石

炭酸カルシウム結石

赤血球症

炭酸カルシウム結石 遺伝性球状

ビリルビン結石

ビリルビン結石

ビリルビン結石

ビリルビン結石

結石主成分

術後 1 年 4 カ月腹痛なし

術後 8 カ月腹痛なし

術後 2 年腹痛なし

4 カ月間腹痛なし

詳細不明

詳細不明

詳細不明

術後 2 年腹痛なし

詳細不明

詳細不明

詳細不明

術後 1 年腹痛なし

予後6 号
石灰乳胆汁の １ 小児例― 925 ―

― 926 ―日本臨床外科学会雑誌とが多く20），本症例は術前 MRCP にて総胆管結石の有無や膵胆管合流異常症の否定ができなかったため，

84 巻

2）鈴木範美，新妻義文，新谷史明他：石灰乳胆汁の考察．胆と膵

1985； ６ ：903－910

術前 ERCP を施行した．本症例では，膵胆管合流異常

3）Churchmann JW : Acute cholecystits with large

は認めなかったが，胆嚢管低位合流が認められ，胆汁

amount of calcium soap in the gallbalder.  Johns

うっ滞を生じた21）22）ことで石灰乳胆汁または，胆嚢結石を生じた可能性がある．精査のための ERCP や術中胆道造影は重要であると考えるが，小児の場合では成Hopkins Hosp Bull 1911 ; 22 : 223
4）玉木正男：鬱滞胆嚢の １ 例．実践医理学

1937；

７ ：38－41

人と比較し ERCP の難易度が高く，重篤な偶発症リス5）中川隆雄，四ヶ浦豊人，白鳥敏夫他：石灰乳胆汁

クも高い23）．小児内視鏡ガイドラインでは体重10kgと胆石を合併した小児遺伝性球状赤血球症の １ 例

以上で成人と同じスコープを用いることができると記―および小児脾摘に関する １ 考察．東女医大誌

載24）があるが，すべての施設で小児 ERCP が可能では1980；50：588－591

ないと思われるため，適応は慎重に判断する必要がある．

6）原田貞美，久次武晴，上塚高弘他：小児石灰乳胆汁の １ 治験例．外科診療

石灰乳胆汁の治療法について，内科的治療を推奨するものから見つけ次第手術を行うといったものまで様々な報告1）2）12）がある．有症状例に対する手術治療に異論はないと思われるが，総胆管結石合併例に関して

1982；24：103－106

7）星野澄人，米田忠正，栗本尚武他：小児石灰乳胆汁の １ 例．外科診療
8）町田浩道，三橋

1983；25：111－115

牧，瀬下明良他：石灰乳胆汁の２ 例．東女医大誌

1984；54：1217－1222

は，最近では成人例では ENBD または PTCD により

9）中瀬一郎，岡村一則，中野英明他：石灰乳胆汁を保存的に軽快する報告25）も認める．しかし，小児での合併した ７ 歳10カ月男児における遺伝性球状赤血

総胆管結石を伴う石灰乳胆汁に対して，手術に先立ち球症の １ 例．外科診療

ERCP を施行した ２ 例とも，ERCP 後膵炎を発症

11）
12）

し，治療に難渋しており，小児に対する内科的治療の困難さがうかがえる．また，胆嚢内の石灰乳胆汁は総胆管へ流出し，閉塞性黄疸をきたすと重症化するという報告が散見される19）26）．無症状の石灰乳胆汁を認めた場合に関しても，小児の内科的治療の難易度や有効10）遠藤大一，縣

1987；29：958－962

裕篤，廣田貴久他：石灰乳胆汁の１ 小児例と最近10年間の動向．小児臨
53：947－951

11）高杉尚志，安藤由香，島内泰宏：石灰乳胆汁の14
歳男児例．小児臨12）枝國忠彦，水田2002；55：1777－1780
稔，宇高徹総他：急性膵炎をき性等を考慮すると，慎重な経過観察と治療介入時期をたした小児石灰乳胆汁の １ 例．臨外逸しないことが大切であると考える．

561－564

結語13）熊谷秀規，水野

石灰化乳胆汁を術前検査にて診断し，腹腔鏡下胆嚢

2003；58：

大，佐々木美香他：石灰乳胆汁から炭酸カルシウム胆石を生じたと考えられる １摘出術を施行した １ 例を報告した．石灰化乳胆汁の小小児例．日小児栄消肝会誌児の報告例は少なく，若干の文献的考察を加えて報告

14）阿部二郎，中嶋雅秀，佐竹した．

2000；

2004；18：86－90
明他：総胆管結石症と石灰乳胆汁を合併した小児胆石症の １ 例．小児

なお，本論文の要旨は第59回日本小児外科学会学術

内科

集会（2022年 ５ 月，東京；現地・Web 開催）におい

15）河内て発表した．

2011；43：1261－1265
要，趙有季，山本美紀他：石灰乳胆汁の成分分析を行った小児胆石症の １ 例．日小児会誌

謝辞2013；117：1797－1803

稿を終えるにあたり，病理組織診断でご高診いただ
いた当院病理診断科の先生方に深謝いたします．

16）山形敞一，槇哲夫，大菅俊明他：日本における胆石の新しい分類．日消誌

1986；83：309－316

17）斎藤和好，菅野千治，中館興一：石灰乳胆汁．胆利益相反：なしと膵
文献18）Berg J : Zur diagnose der“kalkgalle”.   Fortsch
Rontgenstr 1939 ; 60 : 284－291

1）塚本忠司，酒井克治，木下博明他：石灰乳胆汁21
例の検討．胆と膵

1988； ９ ：909－916

19）淺野

1988； ９ ：537－542― 84 ―

博，小島和人，深野敬之他：胆嚢から総胆6 号

石灰乳胆汁の １ 小児例

管に流出し閉塞性黄疸をきたした石灰乳胆汁の １例．Gastroenterol Endosc― 927 ―dosc 2007 ; 21 : 48－52

2010；52：3140－23）石井重登，藤澤聡郎，伊佐山浩通他：小児胆膵内3145

視 鏡 治 療 に 対 す る 取 り 組 み．Gastroenterol20）岡田忠雄，真家雅彦，江東孝夫他：小児胆石症の２ 例．日小外会誌

Endosc2022；64：1147－1157

24）日本小児栄養消化器肝臓学会 / 編：小児消化器内1995；31：20－26

視鏡ガイドライン2017．診断と治療社，東京，

21）Kubota Y, Yamaguchi T, Tani K, et al : Anatom-2017，p70－74

ical variation of pancreatobiliary ducts in biliary25）塚本忠志，太田泰淳，首藤太一他：閉塞性黄疸をstone disease.  Abdom Imaging 1993 ; 18 : 145－149

きたしたと考えられる石灰乳胆汁の １ 例．胆道22）Tsitouridis I, Lazaraki G, Papastergiou C, et al :2002；16：63－67

Low conjunction of the cystic duct with the26）長澤真帆，山田貴教，尾上峻也他：閉塞性黄疸を

common bile duct : does it correlate with the

伴った総胆管内石灰乳胆汁の １ 例．磐田総病誌

formation of common bile duct stones? Surg En-

2017；11： １ － ６

A 6-YEAR-OLD GIRL WITH CHOLECYSTITIS, A CALCIUM CARBONATEGALLSTONE, AND LIMY BILE
Satoshi HIRAHARA and Kazuhiro OHTSU

Department of Pediatric Surgery, Hiroshima Prefectural HospitalA 6-year-old girl was admitted with upper abdominal pain to her local hospital.  She was referred toour hospital because abdominal computed tomography (CT) and magnetic resonance cholangiopancreatography (MRCP) showed cholelithiasis.  Limy bile was suspected because the X-ray and CT showed afloating calcified shadow in the right upper abdominal region.  On blood tests, hepatobiliary enzyme andCRP levels were within normal ranges.  Her pain was easily relieved by an analgesic. ERCP under generalanesthesia showed that there was no pancreaticobiliary maljunction, and there was low conjunction of thecystic duct with the common bile duct.  There was a cystic duct stone that could not be moved with aguide wire.  An attack of biliary colic caused by limy bile and cholecystitis was diagnosed, and laparoscopic cholecystectomy was performed.   The neck of the gallbladder had severe inflammation, a finding ofchronic cholecystitis.  She was discharged on the 4th postoperative day.  Limy bile is rare in a child.  Thus,
this case is reported along with a review of the literature.
Key words：limy bile，laparoscopic cholecystectomy，cholelithiasis in child― 85 ―