日臨外会誌症84（ 6 ），892―897，2023

例

腸重積をきたした17歳男性の腸管嚢腫様気腫症の 1 例
二野村 徳本 昂

一宮市立市民病院外科人
鈴 木 雄之典
永奨
横 井 彩 花
阪井 秀井征満

症例は17歳，男性．前日からの腹痛の増悪を主訴に当院を受診した．CT にて回盲部の腫瘤性病変を先進部とした腸重積の所見を認めた．腸重積に対して高圧浣腸による整復を試みたが重積の解除は得られず，緊急手術を施行した．術中，回腸末端から上行結腸が横行結腸に嵌入する所見を認め，徒手的に整復した．右側結腸の固定不良があり，近位上行結腸には腫瘤性病変を触知した．悪性腫瘍が否定できなかったため，回盲部切除術を施行した．病理組織検査所見では腸管嚢胞様気腫症（pneumatosis cystoides
intestinalis；以下，PCI）と診断された．PCI は腸管の粘膜下または漿膜下に含気性嚢胞を生じる比較的稀な疾患で，腸重積を引き起こした報告例は少ない．文献的考察を交えて報告する．
索引用語：腸管嚢腫様気腫症，腸重積，若年緒

腹部造影 CT 所見（Fig. 1）：回盲部が横行結腸中央

言

腸管嚢胞様気腫症（pneumatosis cystoides intesti-部付近まで嵌入し，重積している所見を認めた．嵌入

nalis；以下，PCI と略記）は，腸管壁の粘膜下層や漿腸管に嚢状に拡張した壁内気腫を認め，横行結腸の壁膜下層に含気性嚢胞が多発する比較的稀な疾患であは伸展していたが，造影効果は保たれていた．少量のる．今回われわれは，腸重積を合併した PCI の 1 例を腹水を認めた．

経験したので，文献的考察を加えて報告する．

以上より，腫瘍性病変を有する回盲部腸管を先進部症とした腸重積と診断し，高圧浣腸による整復を試みた．

例

注腸検査所見（Fig. 2）：ガストログラフィン造影で，患者：17歳，男性．
主訴：腹痛．
既往歴：カテコラミン誘発性心室頻拍．
家族歴：特記事項なし．
現病歴：前日から腹痛が出現し，増悪したため当院を受診した．CT で腸重積の所見を認め，重積腸管が広範囲であることから内視鏡的整復は困難として当科へ紹介となった．
現症：身長169cm，体重55.0kg，BMI 19.3．腹部は平坦，軟．臍部中心に圧痛を認めたが，腹膜刺激徴候は認めなかった．
入院時血液検査所見：白血球17,200/μl と上昇を認めた．
2023年 2 月10日受付

Fig. 1 腹部造影 CT：回盲部が横行結腸中央部付近まで嵌入し，重積している所見を認めた（矢印）．嵌入腸管は嚢状に拡張した壁内気腫を認めた（矢頭）．腸管壁の造影効果は保たれていた．

2023年 3 月16日採用〈所属施設住所〉〒491-0041

一宮市文京 2 － 2 －22― 50 ―

6 号

腸重積をきたした腸管嚢腫様気腫症― 893 ―

Fig. 4 切除標本肉眼所見：盲腸 / 上行結腸に内腔に風船のように突出する径 2 - 3 cm の多房性の嚢胞が多発していた．

Fig. 2 注腸所見：ガストログラフィン造影で，蟹爪様所見を認め（矢頭），口側腸管の横行結腸への腸重積の所見を認めた（矢印）．

Fig. 5 病理組織学的所見：粘膜下層内に内容物のない嚢胞が多発していた．嚢胞壁には多核巨細胞の liningを認め，嚢胞周囲には一部で組織球の集簇を認めた．
嚢胞上の結腸粘膜上皮は完全に保たれていた（H.E.,×10）．
Fig. 3 手術所見：横行結腸に上行結腸・盲腸・回腸末端が嵌入していた（矢頭）（A：回腸，B：虫垂，C：横行結腸）．

めた．悪性腫瘍を否定し得ず，回盲部切除・D3郭清蟹爪様所見を認め，口側腸管の横行結腸への腸重積の内腔に風船のように突出する径 2 - 3 cm の多房性嚢胞所見を認めた．高圧浣腸で整復を試みたが，完全な解の多発を認めた．

を施行した（A：回腸，B：虫垂，C：横行結腸）．
切除標本肉眼所見（Fig. 4）：盲腸から上行結腸の病理組織学的所見（Fig. 5）：粘膜下層内に内容物除には至らなかった．非観血的整復は困難と判断し，のない嚢胞が多発していた．嚢胞壁には多核巨細胞の緊急手術の方針とした．
手術所見（Fig. 3）：横行結腸に回腸末端から上行lining を認め，嚢胞周囲には一部で組織球の集簇を認結腸が広範囲に渡って嵌入し，腸重積をきたしていた．

めた．嚢胞上の結腸粘膜上皮は完全に保たれており，重積範囲が広く，徒手的な解除に難渋した．重積を解PCI と診断された．
術後経過は良好で，術後 8 日目に退院した．術後12除すると，近位上行結腸に大小多数のポリープ状隆起を壁外から触知し，盲腸から上行結腸の固定不良を認カ月の現在まで再発を認めていない．

― 51 ―

― 894 ―日本臨床外科学会雑誌
Table 1

症例

報告者

報告年 性別 年齢

84 巻

腸重積をきたした腸管嚢腫様気腫症の本邦報告例

PCI 発生部位

治療前
PCI 診断治療方法

術式

開腹 or 腹腔鏡再発の有無

1 今村

1998

男

10 上行結腸～S 状結腸なし

高圧浣腸→手術下行結腸切除術開腹なし

2 矢内原10）1999

女

12 上行結腸～肝彎曲部あり

高圧浣腸──N.A.

11）

3 玉木

2006

男

21

盲腸～上行結腸なし

高圧浣腸→手術結腸右半切除術開腹なし

4 渡邉12）

2008

男

22

上行結腸なし内視鏡的整復→手術

結腸右半切除術

開腹なし

5 國末2008

男16

盲腸～上行結腸なし

高圧浣腸→手術回盲部切除術

開腹N.A.

6 西

2009

男

20

上行結腸あり高圧浣腸→高濃度酸素療法

──なし

7 佐藤15）

2010

女

19

盲腸～上行結腸なし

手術

結腸右半切除術

開腹なし

8 小林16）

2011

男

16

盲腸なし

手術

回盲部切除術

開腹N.A.

9 小松原17）

2011

男

15

盲腸～上行結腸なし

手術

回盲部切除術

開腹なし

10 松浦18）

2012

男

50

盲腸～横行結腸なし

高圧浣腸→手術

腸管固定術

開腹なし

11 木水19）

2012

男

14

回盲部～上行結腸あり

高圧浣腸→高濃度酸素療法

──なし

9）

13）

14）

12 小松

2012

男

18

盲腸～上行結腸なし

手術

回盲部切除術

開腹なし

13 小久保20）

2012

男

23

N.A.

あり手術重積解除

開腹なし

21）

14 後藤

2014

男

17

盲腸～上行結腸あり

内視鏡的整復→手術

結腸右半切除術

N.A.

N.A.

15 矢野22）

2014

男

17

盲腸～上行結腸あり

高圧浣腸→手術

結腸右半切除術

腹腔鏡なし

16 田辺23）

2014

男

21

盲腸～上行結腸あり

高圧浣腸→手術

回盲部切除術

開腹なし

24）

17 武井

2015

男

2 上行結腸～横行結腸なし

手術

重積解除

開腹なし

18 寺井25）

2016

女

43

N.A.

あり

内視鏡的整復

──なし

26）

19 齋藤

2016

男

17

上行結腸なし手術

結腸右半切除術

開腹N.A.

20 平山27）2017

男

12N.A.

あり

内視鏡的整復──なし

21 滝口28）

2017

女

17

上行結腸あり高圧浣腸──なし

22 川島29）2018

男

17 上行結腸～横行結腸なし

内視鏡的整復→手術

結腸右半切除術

腹腔鏡なし

30）

23 大住

2018

男

20

盲腸～上行結腸なし

高圧浣腸→手術

結腸右半切除術

腹腔鏡

N.A.

24 片桐31）

2019

男

28

盲腸～上行結腸なし

手術回盲部切除術

開腹なし

25 三森32）2020

男

13 上行結腸～横行結腸なし

高圧浣腸→高濃度酸素療法

──あり

26 三森32）2020

男

10 上行結腸～横行結腸なし

高圧浣腸→高濃度酸素療法

──

あり

2020

男

4

上行結腸なし高圧浣腸→手術

重積解除

腹腔鏡なし

4）

27 Matubara

33）

28 Hosokawa34）

29 自験例

2020

女

13

上行結腸あり手術

重積解除

開腹N.A.

男

17

上行結腸なし高圧浣腸→手術

回盲部切除術

開腹なし

考察

げられている2）．性別は3.5： 1 で男性に多いとされ3），腸管嚢胞様気腫症（PCI）は1730年に Du Vernori により初めて報告され1），腸管壁の粘膜下，または漿膜

発症年齢は40歳以降に多く，特に60歳以上の罹患率が高いとされる4）．

下に多数の嚢胞様気腫と腸管内腔にポリポーシス様の発症部位は，食道から直腸までの全消化管に発生し，多発性腫瘤性病変が生じる疾患である．Koss らの報

複数の部位に重複して発生することもある．頻度は小告によると続発性が85％，特発性が15％である2）．続

腸と大腸に多く5），大腸病変の中では右側結腸に多い発性の原因として機械説・細菌説・化学説などが提唱傾向がある4）．原因別では，特発性で左側結腸，続発されているが定まっておらず ，背景の基礎疾患とし性では小腸および右側結腸に多い6）．

3）て膠原病・炎症性腸疾患・慢性閉塞性肺疾患なども挙― 52 ―PCI の臨床症状としては，腹痛・便秘・下痢などが6 号

腸重積をきたした腸管嚢腫様気腫症― 895 ―

見られることもあるが，無症状のことが多い．診断は施行されており， 5 例は整復や腸管固定術のみであっCT もしくは内視鏡検査でされることが多く，CT にた．腸管切除を行わなかった 5 例中 2 例は術前 CT で，おいては腸管の壁内気腫を認めること，内視鏡検査に

2 例は術中所見で PCI と診断されており，術前に PCI

おいてはぶどう房状に多発する粘膜下腫瘍様隆起が特と診断されれば若年患者の腸管切除を回避できるかも徴的な所見である．

知れない．

治療は高濃度酸素療法などの保存的治療や，背景と腹腔鏡手術が 4 例で施行されており，より低侵襲ななる基礎疾患がある場合は原疾患の治療が第一選択で術式として選択肢になり得るが，整復手技が困難でああるが，無症状の場合は経過観察も可能である．高濃ることと整復後の腸管の触知による診断補助が難しい

度酸素療法の機序は，動脈血酸素分圧が上昇し，そのことから，重積が軽度な症例に限定されるであろう．

酸素が気腫内の窒素などの成分と置換され，腸管内の長期経過に関しては，内科的整復のみを行った後，嫌気性ガス産生菌が酸素吸入により死滅するとことで腸重積を繰り返す症例がある一方で12）22）23）29）30），外科改善すると述べられている7）．関田らによると，2005的治療を行った症例では再発を認めなかった．また，年までに本邦において高濃度酸素療法は12例に施行さ腸管固定術のみを施行した症例18）では，術後 2 年でれており，10例は症状の軽快を認めている8）．

PCI 所見の残存は見られるものの，腸重積の再発はな

医学中央雑誌で1998年から2020年の間で「腸管嚢腫く，腸重積の予防に有効である可能性がある．ただし，様気腫症」「腸重積」をキーワードに検索したところ報告例は少数にとどまっており，術式の選択には今後27報（28例）の報告が見られたの症例の集積が必要と考えられた．

．これらに自験4）9）～34）

結例を加えた29例について検討を行った（Table 1）．

語

今回われわれは腸重積を発症した PCI の症例を経験男性が多く（83％），20代以下の若年者に多い（76％）

した．若年患者の右側結腸の腸重積では，PCI を鑑別傾向があった．
一般的に腸重積は小児で回盲部に多く，成人では腫に挙げることが肝要と考えられた．

瘍を含めた器質的疾患が原因となることが多い．検討した全例で右側結腸に発症していることから，悪性腫

利益相反：なし
文

瘍のリスクが少ない若年層において，腫瘤性病変を伴献

う右側結腸の腸重積では，原因として PCI を鑑別に挙1）Du Vernori GJ : Aer intestinourun tamsubexti-

げる必要があると考えられる．また，自験例のように

ma quam intima inclusus.   Obsergationae Ana-

右側結腸の固定不良が多く見られることから4）11）12）18）31），

tomicae Acad Scient Lmp Petoropol 1730 ; 5 :腸管の固定不良による慢性的な機械的刺激を原因とし213－215

た，続発性 PCI の可能性もあるかもしれない．

2）Koss LG : Abdominal gas cysts（pneumatosis

診断に関しては，ほぼ全例で CT により腸重積の診

cystoides intestinorum hominis）; an analysis

断がされていた一方で，特徴的な壁内気腫所見を認めwith a report of a case and a critical review of

たにもかかわらず，術前 PCI の診断に至った症例は少the literature.  AMA Arch Pathol 1952 ; 53 : 523

なく，病理検査により診断された症例が大半であった．

－549

自験例も術前および術中所見では診断に至らなかった．

3）Heng Y, Schuffler MD, Haggitt RC, et al : Pneumatosis Intestinals : a review.   Am J Gastroen-腸重積に対する治療は，外科的治療が多く行われてterol 1995 ; 90 : 1747－1758

いたが（72％），高圧浣腸や内視鏡といった内科的治

4）小松聖史，隈元謙介，今泉英子他：若年男子に発療による整復例もあった（28％）．また，外科的治療症し腸重積の原因となった腸管嚢腫様気腫症の 1を行った21例のうち，12例で術前に内科的治療が行わ

例．日消外会誌

れており，いずれも重篤な合併症の発生はなかった．
このことから，内科的治療で半数程度は整復可能であ5）齋藤大祐，林田真理，三浦みき他：腸管囊胞様気腫 症 の 臨 床 的 検 討． 日 消 誌

り，明らかな腸管壊死が疑われない症例では，第一選

499

択として内科的整復を試みるのが良いと思われる．外

6）澤科的治療が行われた症例のうち，16例で腸管の切除が― 53 ―2012；45：778－784
2015；112：494－

律子，松本主之，中村昌太郎他：腸管嚢胞様気腫症．胃と腸

2005；40：657－660

― 896 ―日本臨床外科学会雑誌

し た 腸 管 嚢 胞 性 気 腫 症 の 1 例．Gastroenterol7）飯村光年，飯塚文瑛，岸野真衣子他：腸管囊腫様

Endosc気腫症（PCI）と気腹を合併した特発性慢性偽性
2000；97：199－203

例．手術2005；66：35－38

Dig Endosc

1998；12：51－55

った Pneumatosis intestinalis．小児外科

日小児会誌
25）寺井

1999；

31：534－538

26）齋藤

2006；67：1333－1337

潔，竹本安宏他：内視鏡的整復

島医誌
27）平山

腫 症 に よ る 腸 重 積 の 1 切 除 例． 日 消 外 会 誌
2008；41：241－246
13）國末充央，佐野宏，渡辺洋平他：腸重積により2016；66：182－186
裕，吉田索，飯沼泰史他：腸重積を合併

し た 小 児 腸 管 嚢 胞 様 気 腫 症 の 1 例． 小 児 内 科

薫，河本和幸他：腸重積症で発2017；72：1269－1273
28）滝口進也，佐竹昌也，今泉理枝他：腸重積を契機見された上行結腸腸管嚢胞性気腫症の 1 例．日腹2008；28：493－496に診断し高圧酸素療法を含む保存的治療が奏効し鉄生，大屋久晴，永田二郎他：保存的に治療た腸管嚢腫様気腫症の 1 例．臨外例．日腹部救急医会誌29）川島龍樹，横田2009；29：797－801

誠，谷口健太郎他：腸重積を契外会誌

2018；79：1479－1484

30）大住幸司，大石2010；71：2052－2056

16）小林ゆかり，田上修司，村田一平他：腸管囊胞様崇，西原佑一他：腸重積で発症し腹腔鏡下切除術を施行した腸管囊腫様気腫症の1 例．日腹部救急医会誌

気腫症が先進部となった腸重積の 1 例．日臨外会31）片桐

2011；72：2866－2870
茂他：腸管嚢胞性気腫症による腸重積の 1 例．臨外満，橋田和樹他：腸管囊胞様気腫症を先進部として反復した腸重積の 1 例．日臨機に発見された腸管囊腫様気腫症の 1 例．日臨外17）小松原隆司，藤本康二，坂野

2017；72：

1269－1273

しえた腸重積にて発症した腸管嚢腫様気腫症の 1
15）佐藤梨枝，下村勝，仲野

緊急手術を施行した腸管嚢腫様気腫症の 1 例．福12）渡邉克隆，神谷順一，塩見正哉他：腸管嚢腫様気2018；38：1047－1050

忍，和城光庸，北原拓哉他：腸管囊腫様気腫症による腸重積の 1 例．日臨外会誌

2019；

80：1147－1151

2011；66：32）三森宏昭，絹巻暁子，幡谷浩史：腸管嚢腫様気腫

1673－167718）松浦正徒，結城症 に よ る 腸 重 積 症． 日 小 児 会 誌

敬，真岸亜希子他：腸重積を契2020；124：1542－1547

機に発見された腸管嚢腫様気腫症の 1 手術症例．
日消外会誌

潔，横山積の 1 例．Prog Dig Endosc 2016；88：146－147に発見された腸管囊腫様気腫症の 1 例．日臨外会

誌

2015；119：1509－1513

により回復した腸管囊腫様気腫症による成人腸重11）玉木雅子，曽山鋼一，橋本拓造他：腸重積を契機

会誌

崇，羽鳥麗子他：腸管嚢腫様気腫症を合併 7 した全身型若年性特発性関節炎．

10）矢内原久，堀池重治，岩波直美他：腸重積症を伴14）西2014；85：116－117

24）武井麻里子，石毛契機に発見された腸管囊腫様気腫の 1 例．日小児部救急医会誌

貴，椎名正明他：短期間に腸重積を繰り返した腸管嚢胞様気腫症の 1 例．Prog9）今村俊彦，大曽根真也，伊集院育子他：腸重積を誌

2014；68：1745－174823）田辺義明，毛利法が著効した多発性筋炎合併腸管囊胞状気腫症の

栄消病会誌

肇他：腹腔鏡下手術を施行した腸管嚢胞様気腫症による腸重積の 1

8）関田祥久，藤森俊二，江原彰仁他：高濃度酸素療
1 例．Prog Dig Endosc

2014；56：3805－3809

22）矢野有紀，吉松和彦，横溝腸閉塞（CIIP）に高圧酸素療法（HBO）が著効した 1 例．日消誌

84 巻33）Matsubara Y, Nanri A, Watanabe K, et al : A

2012；45：459－465

19）木水友一，松尾久実代，川上展弘他：腸重積を契case of pneumatosis cystoides intestinalis com-機に発見された腸管嚢腫様気腫症の 1 例．日小児

plicated by intussusception.   Pediatr Int 2020 ;会誌

2012；116：555－559

20）小久保健太郎，林昌俊，飯田

62 : 987－988
豊他：潰瘍性大34）Hosokawa T, Shibuki S, Tanami Y, et al : Com-腸炎経過中に発症した腸管囊胞様気腫症による腸plications of pneumatosis intestinalis : Scrotal

重積の 1 例．日臨外会誌

2012；73：3197－3202

emphysema and intussusception.   Pediatr Int21）後藤康彦，仲谷朋久，野口地塩他：腸重積を合併

2020 ; 62 : 1396－1397― 54 ―

6 号

腸重積をきたした腸管嚢腫様気腫症― 897 ―A CASE OF INTUSUSSEPTION CAUSED BY PNEUMATOSIS CYSTOIDES INTESTINALIS IN A 17-YEAR-OLD MAN
Norito FUTAMURA, Yunosuke SUZUKI, Hideyuki NAGAI, Kosuke NOMOTO, Ayaka YOKOI and Mitsuru SAKAI
Department of Surgery, Ichinomiya Municipal Hospital

A 17-year-old man presented with intensifying abdominal pain which occurred on the day before.  
Abdominal CT findings showed intussusception caused by a mass lesion in the ileocecal region.   Highpressure enema performed for diagnosis and therapy was unsuccessful and we could not reduce the intussusception.  Therefore, emergency operation was performed.  Surgical findings confirmed intussusception
in the transverse colon, which was arising from the ascending colon, cecum and ileum.  After manual reduction of the intussusception, we could not completely exclude a possibility of malignant tumor.  Accordingly, we performed ileocecal resection.  Pathological examination revealed that the tumor was pneumatosis cystoides intestinalis（PCI）.   PCI is a comparatively rare disease that produces a large number of
aerobic cyst under the submucosal or subserosal structures of the digestive tract wall.  Few studies havereported intussusception with PCI.  We report this case with some literature review.
Key words：pneumatosis cystoides intestinalis，intussusception，young patient― 55 ―