中部リウマチ （Chubu Rheum Assoc） 51（2）2022目

次結節性痒疹を合併し治療に難渋した関節リウマチ 1 症例 …………………………… 藤林

孝義・他 …… 1

JIA の経過中に腎移植が行われ生物学的製剤導入後に赤芽球癆を来した一例 …… 黒 田

毅・他 …… 5

Inﬂiximab 投与中に COVID-19 感染した関節リウマチ 2 症例 ………………………… 中 島良・他 … 10高齢関節リウマチ患者におけるサルコペニア・フレイル対策の報告（第 1 報） …… 佐藤弘恵・他 … 14

新型コロナウイルス流行前は自己注射を頑なに拒んでいた関節リウマチの 2 例 …… 岩田典子・他 … 22

結節性硬化症に合併した成人発症スチル病の 1 例 …………………………………… 犬飼

峰彦・他 … 25

紅皮症で発症した抗 SAE 抗体陽性皮膚筋炎の 1 例 …………………………………… 木戸敏喜・他 … 29

東海膠原病研究会・抄録（第 74 回）…………………………………………………………………………………… 34
東海関節鏡研究会・抄録（第 27 回）…………………………………………………………………………………… 36

中部リウマチ （Chubu Rheum Assoc） 51（2）2022

結節性痒疹を合併し治療に難渋した関節リウマチ 1 症例
藤林孝義 1），柘植

峻 1），中島

良 1），大倉俊昭 1），川崎雅史 1），嘉森雅俊 2），小嶋俊久 3）

Key word：Peﬁcitinib, rheumatoid arthritis, prurigo nodularis
Abstract

We herein report a refractory case of a 79-year-old woman with rheumatoid arthritis（RA）and prurigo nodularis, an allergic
skin disease, whose condition improved with the addition of peficitinib to the RA treatment regimen. The current caseillustrates not only that peﬁcitinib alone is eﬀective in patients with high RA disease activity but also that it might also be
eﬀective in patients with RA and allergic skin diseases.
はじめに

関節リウマチ（RA）は、関節滑膜の増殖による関節破壊を特徴とする慢性、全身性の炎症性自己免疫疾患であり、不可逆的な骨破壊を引き起こし、機能障害により日常生活の障害をもたらす 1）。メトトレキサート（MTX）の RA への適応および生物学的製剤の登場により、RAの治療は飛躍的に向上し、関節破壊の抑制も認められるようになった。一方、生物学的製剤は注射製剤であり患者への侵襲があること、治療期間中に抗薬物抗体の生成などにより効果が減弱する患者が認められることから 2）、生物学的製剤に劣らない有効性を持ち、経口投与可能な抗リウマチ薬として、RA に関与する炎症性サイ

トカインのシグナル伝達を標的とするヤヌスキナーゼ（JAK）阻害剤が登場した 3）。2016 年の欧州リウマチ学会（EULAR）では、MTX が十分に奏効してないかつ予後

不良因子がある場合、JAK 阻害剤は RA 治療の選択肢の一つとして推奨されている 4）。今回、この治療推奨に基づき、間質性肺炎により MTX 投与できず治療に難渋した RA 患者に対し、JAK 阻害剤の一つであるペフィシチ

ニブ（PEF）を単独投与して、RA ばかりではなく慢性に経過してきた皮膚疾患（結節性痒疹）も改善した症例を経験したので報告する。
症例

79 歳 女 性、Stage Ⅳ、Class Ⅲ。X-12 年 に RA 発 症。
X-8 年より MTX8mg/ 週とプレドニゾロン（PSL）8mg/ 日を併用して治療を施行した。X-7 年 2 月より関節症状が増悪してきたためゴリムマブ（GLM）50mg/4 週皮下注投与を追加した。PSL は疾患活動性の低下に伴い漸減し、低〜中等度の疾患活動性を維持できたので中止とした。その後 X-3 年 2 月に間質性肺炎を合併し（X-4 年 10 月）
増悪したために MTX の内服を中止とし、GLM100mg/4

週に増量して治療を継続した。しかし、RA は次第に高疾患活動性となってきたためにイグラチモド（IGU）

25mg/ 日を追加併用した。一方、MTX を投与するようになってから、全身に強い掻痒感を伴う結節性痒疹を合併し徐々に増悪してきた。そこで当院皮膚科に受診されアレルゲンの有無を検索したところ、降圧剤など内服薬および IGU にアレルゲンを認めたため、RA に対して X-2 年 5 月から GLM（100mg/4 週皮下注）単独による治療とした。しかしながら結節性痒疹は軽快せず、X-1
年 5 月の時点で DAS28-ESR/SDAI：6.24/31.19 となり高疾患活動性となったため GLM 投与を中止とし、単独でも投与可能とされる PEF150mg/ 日内服投与に変更した。
PEF 投与開始から単独投与のため鈍調であったが、疾患
活動性は 52 週後の時点で DAS28-ESR/SDAI：2.51/1.19と寛解レベルまで到達し、同時に結節性痒疹も色素沈着（図 2）（図 3）。
は残存したものの次第に改善した（図 1）
考察
RA の滑膜病変には、多くの T 細胞が浸潤しており、これらから産生される IL-2、IFN- γ、TNF- α、GM-CSF
等の種々の炎症性サイトカインが、炎症応答の持続や骨破壊の進展において中心的な役割を果たしている 5, 6）。
JAK ファミリーは、種々のサイトカイン受容体の細胞内領域に会合しており、サイトカインのシグナル伝達において重要な役割を果たしている。また、サイトカインによりシグナルは、それらの受容体によって異なる JAK を介して活性化することも明らかになっている 7, 8）。サイ
トカインのシグナル伝達を標的とする JAK 阻害剤として PEF は、JAK1、JAK2、JAK3 お よ び TYK2 の い ず れにも阻害活性を有し、RA の病態形成に関わる IL-2 をはじめとする各種サイトカインのシグナル伝達を阻害し、T 細胞の増殖や IFN- γ、TNF- α等の炎症性サイトカイン

1）江南厚生病院 整形外科，2）豊橋整形外科 向山クリニック，3）名古屋大学医学部 整形外科，RHEUMATOIDARTHRITIS IN A PATIENT WITH PRURIGO NODULARIS WHO WAS RESISTANT TO TREATMENT: A CASEREPORT ， TAKAYOSHI FUJIBAYASHI et al : 1 ）Department of Orthopaedic Surgery, Konan Kosei Hospital ，2）
Department of Orthopaedic Surgery, Mukaiyama Clinic, 3）Department of Orthopaedic Surgery, Nagoya University
Graduate School of Medicine

─1─中部リウマチ （Chubu Rheum Assoc） 51（2）2022

図 1．PEF 投与後の経過（TJC、SJC、VAS、CRP および MMP-3）

図 2．PEF 投与後の経過（DAS28-ESR と SDAI）の産生を抑制するもので、いわゆる pan-JAK inhibitor（pan-JAKi）としての作用を有する。とりわけJAK3 に対する阻害活性が比較的高いため、JAK3 を含む受容体のシグナル伝達をより低濃度で抑制している
IL-2 のシグナル伝達には JAK1 および JAK3 が介在するが、JAK1/JAK3 阻 害 剤 と し て IL-2 刺 激 に よ る 細 胞 増
殖やサイトカイン産生をより低濃度に抑制している 13）。
本症例の場合は、間質性肺炎により MTX やアレルゲンとして IGU など併用困難であったため、単独で投与可
能な PEF に変更した。JAK1/JAK3 阻害剤としての作用により、その後の RA 疾患活動性は単独投与のためか鈍調であったものの次第に改善し、52 週時点で寛解レベルに到達したと考えられた。一方、MTX を投与された頃から徐々に発症した全身の慢性痒疹は、皮膚科受診され結節性痒疹と診断された。その際、アレルゲンを検索し降圧剤や抗リウマチ薬など内服薬に認められたた
め、中止もしくは変更とした。GLM 皮下注のみ治療を
9, 10, 11, 12）

継続したが、結節性痒疹は改善することはなかった。しかし、PEF に変更したところ痒疹の症状は、次第に軽快し投与開始から 52 週時点で色素沈着が残存したものの。結節性痒疹の病態には、T 細胞とその治癒した（図 3）

産生するサイトカインに特徴があり、炎症と同時に表皮角化細胞の増殖性変化がみられる疾患とされる。すなわ
ち、結節性痒疹の病態は Th2 細胞と Th17 細胞が浸潤し、IFN- γ、IL-2、IL-10 に 加 え て、IL-4 と IL-5 の 発 現 を認め炎症を促し、IL-4 と IL-31 が痒疹を発現し、IL-17と IL-22 が角化増殖を促進させ、痒疹病変を形成している 14, 15, 16）。シグナル伝達においてサイトカイン受容体
は、JAK を介して活性化される 7）。pan-JAKi としての効果として PEF は、こうした結節性皮膚炎の病態形成（炎症の促進・痒みの発現・皮膚バリア機能の低下）にかかわる様々なサイトカインのシグナル伝達を阻害し、慢性に経過した皮膚疾患を治癒に向かわせた可能性があると考えられた。今回、RA 一症例ではあるが、PEF は─2─中部リウマチ （Chubu Rheum Assoc） 51（2）2022

PEF 開始時

52 週後

図 3．PEF 投与後の皮膚症状について

PEF 投与開始時と比べて、52 週後には顕著に改善した。

単独投与で RA 疾患活動性を改善するばかりではなく、

炎症性サイトカインに関連した慢性痒疹を併発している場合も効果があると推測された。
結論

全身性の結節性痒疹を合併し治療に難渋した RA 症例を報告した。PEF は単独投与でも RA 治療に有効であり、皮膚疾患など併発している場合でも有効である可能性が
ある。

なし

利益相反

参考文献

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抗リウマチ作用．日本臨床免疫学会会誌．35（2）:112-117, 2012
4） Smolen JS, Landewé R, Bijlsma J, et al: EULAR
recommendations for the management of rheumatoid
arthritis with synthetic and biological disease modifying antirheumatic drugs: 2016 update. Ann
Rheum Dis. 76（6）: 960-977, 2017

5） Cheung TT, McInnes IB: Future therapeutic targets inrheumatoid arthritis?: Semin Immunopathol. 39: 487500, 20176） Bottini N, Firestein GS: Duality of fibroblast - likesynoviocytes in RA: passive responders and imprinted
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diseases: current and future prospects. Drugs. 77: 52146, 20178） Isomaki P, Junttila I, Korpela M, et al: The activityof JAK - STAT pathways in rheumatoid arthritis:
constitutive activation of STAT3 correlates withinterleukin 6 levels. Rheumatology（ Oxford ）. 54:
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protection. Front Immuno. 8: 285, 201710）Ya o X , H u a n g H , S h e n N , e t a l : Ta r g e t i n ginterleukin-6 in inflammatory autoimmune diseases
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11）Nash P, Kerschbaumer A, Dörner T, et al: Points
to consider for the treatment of immune - mediatedinflammatory diseases with Janus kinase inhibitors:
a consensus statement. Ann Rheum Dis. 80: 71–87,
2021

─3─

中部リウマチ （Chubu Rheum Assoc） 51（2）2022

12）Yuko Kaneko: Efficacy and safety of peficitinib inrheumatoid arthritis. Mod Rheumatol. 30（5）: 773778, 202013）Discovery and structural characterization of peﬁcitinib（ ASP015K ）as a novel and potent JAK inhibitor.
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Venereol. 77: 231-234, 1997
15）Park K, Mori M, Nakamura M, et al: Increased
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─4─

中部リウマチ （Chubu Rheum Assoc） 51（2）2022

JIA の経過中に腎移植が行われ生物学的製剤導入後に赤芽球癆を来した一例
黒田

毅 1, 2），黒澤陽一 2），長谷川絵理子 2），若松彩子 2），佐藤弘恵 1, 2），
小林大介 2），中枝武司 2），成田一衛 2）

Key word：Rheumatoid arthritis, bDMARDs, Kidney transplantation, pure red cell aplasia
Abstract

A 45-year-old woman with juvenile idiopathic arthritis（JIA）who was treated with abatacept（ABA）showed severe
anemia. At the age of 6, she developed JIA and was treated. She underwent bilateral hip arthroplasty at the age of 28 andbilateral knee arthroplasty at the age of 29. Since then, disease activity has persisted, but renal function has declined,
thus methotrexate has not been introduced. Etanercept was introduced at the age of 31 and then changed to adalimumaband tocilizumab. After that renal function deteriorated. After administration of rituximab, ABO-incompatible kidneytransplantation（KTx）was performed with her husband as a donor. Basiliximab was also administered at the time of KTx.
After KTx, she was treated with tacrolimus, cyclophosphamide, and steroids. After that cyclophosphamide was switchedto everolimus and no rejection was observed. Maintenance therapy with immunosuppressive drugs was continued,
and JIA remained in remission without any DMARDs. An increase in MMP-3 was observed 3 years after KTx. With
the introduction of ABA and JIA controlled, she developed pure red cell aplasia（PRCA）one and a half year later. The
medicines used at the onset of PRCA were tacrolimus, everolimus, steroid, and ABA. Human parvovirus B19-IgM antibody
from serum was detected. After that, blood transfusion was performed, and it improved without becoming chronic.
に赤芽球癆をきたした症例を経験したため報告する。

はじめに

若年性特発性関節炎（juvenile idiopathic arthritis, JIA）

は小児リウマチ性疾患の中でもっとも頻度が高く、関節炎が病態の中心になる関節型と、全身の炎症病態の一

症例：45 歳、女性。

臓器症状として関節炎を認める全身型の大きく 2 つに分

主訴：貧血。

症例

類される。JIA の治療については、小児リウマチ学会よ

職業：無職。

り「初期診療の手引き」が上梓されており、この手引き

家族歴：特記事項なし。

に沿った治療が行われている。関節型 JIA で非ステロイ

既往歴：6 歳時 JIA と診断され治療。

ド性抗炎症薬の反応が乏しい場合は、ステロイドやメト

現病歴：6 歳時 JIA と診断され治療を開始された。そのトレキサート（methotrexate, MTX）が使用される。これ

後腎機能障害が徐々に進行したため腎生検を施行されらの治療に抵抗性である場合に生物学的製剤が検討された。腎生検でアミロイドーシスは否定された（腎生検結る。一方、これらの生物学的製剤が使用される以前に発果の詳細は不明）が腎機能障害は徐々に進行した。関節症した JIA 症例は既に成人となっている場合も多いが、破壊も徐々に進行したため 28 歳時に両側人工股関節置や関節障害が進行しているため activities of daily livingの後も疾患活動性が高い状態が持続したが、腎機能低下

生物学的製剤の使用できなかった症例では既に骨病変（ADL）が低下し労働生産性の低下をきたしている場合も少なくない。重度の腎機能障害が併存する場合にはMTX は使用されないが、関節破壊の進展が懸念される。
腎機能障害がある場合にも活動性が高い場合には生物学的製剤は使用されるが感染症等の出現に十分注意する必要がある。今回 JIA の経過中に腎機能障害が進展し生体腎移植を受けた後、免疫抑制状態が続き寛解状態が続いていたがその後、関節炎が再燃し生物学的製剤の経過中

換術、29 歳時に両側人工膝関節置換術が行われた。そのため MTX は導入されなかった。31 歳より etanerceptが導入され、その後 adalimumab、tocilizumab に変更された。生物学的製剤の使用により JIA は中疾患活動性か
ら低疾患活動性であった。腎機能は更に悪化したが血液透析に導入せず腎移植を行う方針となった。ABO 血液型不適合生体腎移植においては、rituximab を含む脱感作療法を行うことにより移植後の抗体関連型急性拒絶反応を抑制できるため、リツキシマブを投与後、夫をド

1）新潟大学保健管理センター，2）新潟大学大学院医歯学総合研究科腎・膠原病内科学分野，A CASE OF PURE RED
CELL APLASIA AFTER RENAL TRANSPLANTATION DURING THE COURSE OF JIA AND INTRODUCTION OF
BIOLOGICAL DMARDS，TAKESHI KURODA et al : 1）Niigata University Health Administration Center，2）Divisionof Clinical Nephrology and Rheumatology, Niigata University Graduate School of Medical and Dental Sciences

─5─中部リウマチ （Chubu Rheum Assoc） 51（2）2022

TCZ 8mg/kg/4wk

ABT 125mg/wk

36y.o.

Actarit 100mg

Rituximab 100mg

Basiliximab 20mg

ETN 50mg/wk
ADA
40-80mg/2wk
PSL
SASP

5mg

3.5mg

i.v.(trough 8-10ng/ml)

TAC

3-4mg
p.o.

3-4mg p.o.

2.5mg p.o. (trough 4-8ng/ml)

mPSL

8mg

125mg
20-100mg

4mg

MMF 200-750mgEvelorimus
1mg

CPA

mg/dl

1.5mg

50-100mg

15

ng/ml
sCr

KTx

10

(trough 2-5 ng/ml )

CRP

400

MMP-3

300
200

5

100

0

0

DAS score

8
6

DAS-score

4
2
0

-66

-56 -54 -24

-12

-2 -1

0

1

6

12

24

36

48

54

Months
図 1．臨床経過 1

ABO 不適合腎移植後はリツキシマブを含む脱感作療法と拒絶反応を抑えるための免疫抑制薬の治療により DMARDs を使用せず長期間寛解が維持されていた。
TCZ: tocilizumab, ABT: abatacept, ETN: etanercept, ADA: adalimumab, PSL: prednisolone, SASP: salazosulfapyridine, TAC:
tacrolimus, MMF: mycophenolate mofetil, CPA: cyclophosphamide.

ナーとした ABO 不適合腎移植が 36 歳時に行われ、移植膚：特記すべき所見なし。四肢：両手関節、手指に変時にバシリキシマブの投与も行われた。移植後は、シ形を認めるが疼痛、腫脹なし。両股関節、両膝関節のクロホスファミド、タクロリムス、ステロイド等が使用

手 術 痕 あ り。Disease activity score（DAS）28-CRP（4）され、その後、シクロホスファミドはエベロリムスに変更されたが拒絶反応はなかった。その後も免疫抑制薬の維持療法が行われ disease modiﬁed anti rheumatic drugs（DMARDs）等使用せず JIA は寛解状態を維持していた

1.29 DAS28-ESR（4）2.08。Clinical disease activity index（CDAI）2.0, simpliﬁed disease activity index（SDAI ）2.07。
神経学的所見なし。

貧血が判明した時点では、白血球には著変は認められ。 腎 移 植 か ら 3 年 後 に matrix metalloproteinase-3（ 図 1）

なかったが赤血球数、ヘモグロビン、ヘマトクリットは

JIA はコントロールされていたが導入 1 年半後に突然貧血が出現した。入院を勧めたが同意を得られず外来で精査を行った。
発 症 時 現 症： 身 長：136.6cm、 体 重：36.6kg、 体 温：35.9 ℃。 血 圧：124/62 mmHg、 脈 拍：68/ 分、 整。 眼：眼 瞼 結 膜 貧 血 あ り、 眼 球 結 膜 黄 疸 な し。 口 腔： び らん、潰瘍などの病変を認めない。表在リンパ節：触知せず。心肺：異常なし。腹部：特記すべき所見なし。皮小板は増加していた。血液生化学検査は異常が認められ（MMP-3）の上昇が認められたため abataceptを導入した。

著減が認められた。網赤血球は正常範囲内であったが血なかったが IgG、IgA は減少していた。血清学的検査では CRP の上昇は認められなかったが MMP-3 が上昇していた。Anti-citrullinated protein/peptide antibody（ACPA）と rheumatoid factor（RF）は共に陰性であり赤沈の亢進も認められなかった。腎機能障害や検尿異常は認められなかった。また凝固系は正常範囲であった。血清鉄は上昇し unsaturated iron binding capacity（UIBC）は著減して─6─

中部リウマチ （Chubu Rheum Assoc） 51（2）2022

表 1．検査所見【末梢血液検査】【血清学的検査】WBC

5620 /ml

CRP

0.07 mg/dl【感染症検査】

RBC

270 X104/ml

MMP-3

190.4 ng/ml

HBs 抗原（−）

Hb

6.0 g/dlRF<5 IU/ml

HBs 抗体（−）

Ht

18.7 %

ACPA<5 U/ml

HBc 抗体（−）

Plt

57.3 X104/ml

ANA

8.6 index

HCV 抗体

（−）

2‰

IgG

532 mg/dl

HIV 抗体（−）

IgA

132 mg/dl

HTLV-1 抗体

（−）

IgM

119 mg/dl

β -D グルカン

7.3 U/mlFe

253 mg/dl

ツベルクリン反応

陰性

ASO<20.0 IU/ml

Reticulo【赤沈】

ESR

16 mm/h【生化学検査】

TP

6.7 g/dl

UIBC

8 mg/dlAlb

4.6 g/dl

Ferritin

113 ng/ml

CMV 抗原

（−）

BUN

9.0 mg/dl

VitB12377 pg/ml

陽性細胞

0

Cr

0.5 mg/dl

葉酸

9.2 pg/ml

PVB19-IgM（＋）

UA

3.2 mg/dl

エリスロポエチン

1100 mIU/ml

PVB19-IgM

8.26

Na

139 mEq/l

【尿検査】

K

3.8 mEq/l

eGFR

105.4 ml/min/1.73m

APTT

28.1 sec

Cl

107 mEq/l

U-P

（−）

（Cont）

26.8 secCa

9.5 mg/dl

U -S

（−）

PT%

106 %

CK

39 IU/L

U-OB（−）

PT-INR

0.97

AST

22 IU/L沈渣

ALT

24 IU/L

RBC

1-4 /HPF

骨髄穿刺

LDH

179 IU/L

WBC

1-4 /HPF

不規則抗体

（−）

ALP

156 IU/L

扁平上皮

5-9 /HPF

便 Hb<100 ng/ml

γ -GTP

18 IU/L【薬剤血中濃度】

T-Bil

0.9 mg/dl

タクロリムス

5.1 ng/ml

TC

201 mg/dl

エベロリムス

4.5 ng/ml

TG

99 mg/dl

（トラフ）

HDL-C

72 mg/dlAmy

97 IU/ml【凝固系検査】
2【その他】
染色体異常なし【画像検査】

いたがフェリチンは正常範囲でありエリスロポエチン
は著増していた。また骨髄穿刺では染色体異常は認め

両側胸水あり。
悪性所見なし。

血は改善し赤芽球癆は慢性化せず軽快した（図 2）。

られなかった。感染症検査ではサイトメガロウイルスは認められなかったがヒトパルボウイルス B19-IgM 抗

胸腹部 CT

考察

JIA は男女差なく発症し、多関節型は治療に抵抗する体が陽性であり抗体価も高いことより、パルボウイル

症例も多く成人後も関節破壊を残し、十分な治療を行っ

ス B19 による赤芽球癆と診断した。全身検索として胸部ても健常人と比べて身体活動性は低下している 1）。アン

CT が行われ両側に胸水が認められたが悪性所見は認め。移植腎のためにタクロリムス、エられなかった（表 1）
ベロリムスは継続して同量が使用されたが貧血の診断後
abatacept は中止された。洗浄赤血球を輸血し徐々に貧カードラッグである MTX は JIA でも高い有効性を示す

が腎機能の低下している症例では禁忌である。本症例においては若年時よりの腎機能低下により MTX を使用することができず、両側人工股関節置換術、両側人工膝関─7─

中部リウマチ （Chubu Rheum Assoc） 51（2）2022

ABT 125mg/wk
TAC

2.5mg p.o. (trough 4-8ng/ml)

PSL

4mg

Everolimus

1.5mg(trough 2-5 ng/ml )Hb RBC(g/dl) (/mm3)1010 400
5 5 200
00 0
CRP

PVB19-IgM (+)
PVB19-IgM 8.26

(mg/dl)CMV-IgG 4.0 (+)
CMV-IgM 0.45 (-)

MAP 2U
EPO
KTx後 40

58

61

70

months

図 2．臨床経過 2
赤芽球癆を発症後に abatacept は中止したが移植腎の拒絶反応を抑えるため免疫抑制薬は継続された。赤芽球癆は慢性化せず軽快した。

ABT, abatacept; PSL, prednisolone; TAC, tacrolimus.

節置換術が 20 歳代で行われていた。生物学的製剤の導（HIV）や臓器移植あるいは化学療法など後天的に免疫抑行したため、ABO 不適合腎移植が行われた。ABO 不適

き起こされることがある 5）。本症例においては過去に腎入後は JIA の活動性が抑えられていたが腎機能低下が進制状態におかれた患者において慢性化し，赤芽球癆が引合腎移植においてはリツキシマブを含む脱感作療法が移植が行われており、免疫抑制薬の継続的な使用が必要

行われ、その後拒絶反応を防ぐためタクロリムス、シクであったが、輸血のみで貧血は改善したため追加の治療

ロホスファミド、エベロリムスが投与された 2）。リツキ

は行われなかった。赤芽球癆は慢性化せず回復し経過はシマブの標的は B 細胞表面に存在する CD20 で、リツキ良好である。

シマブを投与すれば B 細胞は除去される。リツキシマブ

は現在までのところ、日本における RA の適応はないが腎移植患者等の免疫抑制状態にある患者のパルボウイ
ルス B19 感染による赤芽球癆では、慢性化する可能性

海外での有効性が確認されている 3）。本症例では移植後があり、治療には免疫グロブリンの静脈注射や免疫抑に使用される免疫抑制薬により 3 年間寛解が維持されて制剤の減量も考慮されるが 6, 7）、本症例では免疫抑制剤

いたが、その後疾患活動性が上昇したため治療を行う必の変更や免疫グロブリンの投与は行われず軽快した。ま要が生じた。本症例においては移植後の腎機能は保たた慢性化の評価には血中のパルボウイルス B19DNA のれていたが MTX による腎機能への影響を勘案して導入

polymerase chain reaction（PCR）による有用性も示唆させず 4）、MTX との併用がない場合でも効果の差が少なれている 8）。

りヒトパルボウイルス B19 による後天性赤芽球癆であ移植後の拒絶反応を抑える程度の免疫抑制が経過中継続

染による急性赤芽球癆は，基礎疾患のない健常人の場合事は重要であると考えられた。

い abatacept が導入された。貧血の病態は検査結果によると考えられた。ヒトパルボウイルス B19 感染の初感

腎移植後の赤芽球癆は稀であり、本症例においては腎されていたにも関わらず、赤芽球癆が慢性化しなかった

通常 self-limited であるが human immunodeﬁciency virus

─8─中部リウマチ （Chubu Rheum Assoc） 51（2）2022

結語

JIA の経過中に腎機能障害のため腎移植が行われ、リツキシマブの使用により長期間寛解が保たれ、その後JIA の活動性の上昇のため生物学的製剤を導入しヒトパ
ルボウイルス B19 による赤芽球癆を来した症例を報告した。腎移植後の生物学的製剤の使用は、種々の感染症に注意することが重要である。また本症のような症例は稀であるため、今後も症例の蓄積が必要であると考えられ
た。

無し。

利益相反

参考文献

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Lancet 369: 767e78, 2017
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268–271, 2011

─9─

中部リウマチ （Chubu Rheum Assoc） 51（2）2022

Infliximab 投与中に COVID-19 感染した関節リウマチ 2 症例中島良 1），藤林孝義 1），柘植

峻 1），大倉俊昭 1），川崎雅史 1），嘉森雅俊 2），小嶋俊久 3）

Key word：Inﬂiximab, rheumatoid arthritis, COVID-19
Abstract

RA infected with COVID-19 were treated with IFX. Case 1: 70-year-old, woman, RA（Class 2, Stage 4）. She started using
IFX 13 years ago. Case 2; 61-year-old, woman, RA（Class 2, Stage 4）. She started using IFX 11 years ago. The symptomsof COVID-19 improved in both patients with follow-up only. In case 1, RA disease activity remained in remission, but
increased in case 2, and remitted after resumption of IFX. Conclusion; IFX may prevent the severity of COVID-19.

背景

生物学的製剤は関節リウマチ（Rheumatoid Arthritis;RA）等の炎症性疾患を治療するために使用されている。
Tumor necrosis factor alpha（TNF α ）阻 害 薬 の 使 用 は、様々な細菌による重篤な感染症のリスクが高まることが知られている 1）。そのため、COVID-19 パンデミックの初期段階では、可溶性 TNF α 阻害薬を使用している RA
患者は免疫抑制剤という観点から COVID-19 に感染し重症化するリスクが高いものと予測されていた 2）。最近、可溶性 TNF α阻害薬の使用が COVID-19 感染の予後不良と関連しないとする文献が散見されている 3, 4, 5, 6）。本稿
では、可溶性 TNF α 阻害薬である Inﬂiximab（IFX）を使用中に COVID-19 に感染した RA 患者の RA 疾患活動性と感染症状の経過を報告すると共に、その転帰について考察する。

《症例 1》症例

70 歳 女 性。Class2, Stage4 の RA 患 者。13 年 前 に IFXを 使 用 し 始 め、IFX200mg/8 週 ＋ Methotrexate（MTX）

4mg/ 週で RA 疾患活動性は寛解を維持していた。IFX 投
与後 1 ヶ月時点で、咳嗽と倦怠感を自覚し、当院を受診した。身体所見に特筆すべき異常所見はなかったが、PCR 検査で COVID-19 陽性（Genotype 不明）であった。
COVID-19 感染に対する治療は 2 週間の自宅療養での経過観察を行い、IFX 投与は予定日より 2 ヶ月後に再開した。COVID-19 感染前の DAS28CRP/SDAI は 1.37/1.61、IFX 再開時の DAS28CRP/SDAI は 1.61/1.53 であり、RA
疾患活動性は増悪することなく、寛解を維持した（図 1）。
COVID-19 感染直後の胸部 CT では両側末梢に擦りガラ
ス状の肺炎所見を認めたが、COVID-19 感染の症状軽快。
後の肺炎所見は消失した（図 2）

図11）JA 愛知厚生連江南厚生病院，2）豊橋整形外科 向山クリニック 整形外科，3）名古屋大学医学部 整形外科，
TWO CASES OF COVID-19 INFECTION WITH RHEUMATOID ARTHRITIS TREATED WITH INFLIXIMAB，RYO
NAKAJIMA et al : 1 ）Konan Kosei Hospital，2）Department of Orthopaedic Surgery, Mukaiyama Clinic, 3）Department ofOrthopaedic Surgery, Nagoya University Graduate School of Medicine

─ 10 ─

中部リウマチ （Chubu Rheum Assoc） 51（2）2022

図2

図3

図4

─ 11 ─

中部リウマチ （Chubu Rheum Assoc） 51（2）2022《症例 2》

61 歳女性。Class2, Stage2 の RA 患者。11 年前に IFXを 使 用 し 始 め、IFX300mg/8 週 ＋ MTX4mg/ 週 で RA 疾
患活動性は寛解を維持していた。IFX 投与日直前に発熱、味覚障害、咳嗽を主訴に当院を受診したところ、PCR 検 査 で COVID-19 陽 性（Genotype 不 明 ）で あ った。COVID-19 感染に対する治療は 2 週間の自宅療養での経過観察を行い、IFX 投与は予定日より 2 ヶ月後に再開した。COVID-19 感染前の DAS28CRP/SDAI は
1.47/3.08、IFX 再開時の DAS28CRP/SDAI は 4.54/10.14
であり、RA 疾患活動性は一時的に増悪したが、IFX 再開後は速やかに寛解した（図 3）。COVID-19 感染直後の胸部 CT では右側末梢に擦りガラス状の肺炎所見を認めたが、COVID-19 感染の症状軽快後の肺炎所見は消失した（図 4）。

考察
COVID-19 が 生 命 を 脅 か す 症 状 は、“Cytokine storm
syndrome” として知られる、炎症性サイトカインの up
regulation が原因とされている 7）。アンジオテンシン変
換酵素 2（ACE2）は SARS-CoV の特異的な受容体であり、ウイルスは ACE2 を発現している宿主細胞内に侵入する 8）。それにより、腫瘍壊死因子 - α変換酵素（TACE）とも呼ばれる、シェダーゼタンパク質である ADAM17の活性化が引き起こされ、IL-6 受容体と可溶型 TNF αを放出することで炎症が惹起される 9）。これは可溶性 TNF
α と IL-6R の産生に大きく依存しているため、可溶性
TNF α阻害薬の使用で COVID-19 感染の発生や症状を抑えることができる可能性がある 6）。
Andreas ら は COVID-19 感 染 し た 炎 症 性 腸 疾 患 患 者
7 人に対して IFX を使用し、IL-6 や CRP、LDH 等の炎症性サイトカインの減少や、COVID-19 感染により減少したリンパ球数の回復を確認した 3）。Michael らは、
COVID-19 感 染 し た Crohn 病 患 者 に 対 し て IFX を 使 用
し、IFX 使用後からの TNF αの正常化、IL-6 および IL-8の減少を確認した。また、IFX 使用後から COVID-19 感
染に関連した症状や、紅斑性斑状丘疹状顔面皮疹、腹部圧痛、およびドレナージを必要とする肛門周囲病変
等、感染を契機に増悪した Crohn 病による症状も軽快した 4）。Abdulrahman らは、COVID-19 感染した生物学的製剤使用中のブドウ膜炎患者 9 人を経験しており、IFXを使用していた患者は 6 人であったが、対象となった患者 9 人ともに COVID-19 感染に関連する症状を発症しなかった。COVID-19 感染後、全ての患者が生物学的製剤を延期したが、その間にブドウ膜炎が再燃したのは 9 人
中 2 人であり、その内 1 人が IFX を使用していた。しかし、IFX を使用していた患者では、IFX 再開することで、寛解を維持している 5）。Mansour らは、COVID-19 感染に対する可溶性 TNF α阻害薬の予防効果に関して、症例対照研究を提示している。TNF α阻害剤を使用していた患者は、約 5 ％（115 人の患者のうち 6 人）が COVID-19

感染症を発症し、一方で、TNF α阻害剤を使用していな
かった患者では、約 27 ％（139 人の患者のうち 38 人）がCOVID-19 感染症を発症した。また、COVID-19 感染症の発症リスクは、可溶性 TNF α阻害薬の中でもアダリム

マブ、IFX、エタネルセプトでそれぞれ 31.25 倍、20 倍、5.076 倍まで有意に低下した 6）。これらの文献は、可溶
性 TNF α 阻害薬が COVID-19 感染に伴う Cytokine storm
syndrome を制御し、COVID-19 感染の発生率や重症化のリスクを減らし、その保護効果を示しているものと考えられた。
本稿では、IFX を使用中に COVID-19 に感染した RA
患者 2 症例の RA 疾患活動性と感染の経過を観察した。
症例 1 では、IFX 使用 1 ヶ月後に COVID-19 感染症を発症し、IFX の使用を中止し、IFX 投与予定日を 2 ヶ月後に延期した。RA 疾患活動性は COVID-19 発症前から寛解であり、発症後も寛解は維持していた。COVID-19 に関連した症状は、経過観察で増悪することなく速やかに軽快し、感染直後に確認された胸部 CT での肺炎所見も消失した。症例 2 では、IFX 使用 2 ヶ月後に COVID-19
感染症を発症し、IFX の使用を中止し、IFX 投与予定日
を 2 ヶ月後に延期した。COVID-19 に関連した症状や胸部 CT での肺炎所見は症例 1 と同様、速やかに軽快し、肺炎所見も消失したが、RA 疾患活動性は COVID-19 感
染後に再燃した。しかし、IFX 再開後速やかに RA 疾患
活動性は寛解し、その後も再燃することはなかった。2
症例とも、COVID-19 感染症が発症してから COVID-19
関連症状の重症化はなく、速やかに症状は軽快し、過去の文献と同様に IFX の保護効果を示すことができた。
現在、IL-6 阻害薬であるトシリズマブは炎症性サイ
トカインを標的とする COVID-19 感染治療として、その臨床的有益性を示している 10, 11, 12, 13, 14）。日本感染症学会では、酸素投与を必要とする COVID-19 肺炎患者に対して、COVID-19 感染の治療薬としてトシリズマブ使用の適応としている 15）。本症例の結果からも、可溶性
TNF α阻害薬が COVID-19 感染による症状に対して保護効果をもたらす可能性を示唆していると考えられるが、COVID-19 感染後の RA 治療に関する可溶性 TNF α 阻害薬の役割については、さらなる研究が必要とされるであろう。
米国リウマチ学会ガイダンスでは、COVID-19 感染後の RA 治療薬の再開に関して、無症候性であれば PCR 検査が陽性と報告されてから 10 〜 17 日後に、自覚症状があっても肺炎などの合併症がなければ症状が解消してから 7 〜 14 日後に、より重症の場合は COVID-19 関連の症状が回復している場合に状態に合わせて RA 治療薬を再開することができるとしている 16）。本症例では、いずれの症例も肺炎を合併していたため、COVID-19 感

─ 12 ─

中部リウマチ （Chubu Rheum Assoc） 51（2）2022

染が判明した直後の IFX を中止し、IFX の投与予定日を2 ヶ月後に延期した。COVID-19 感染後の IFX 延期は症
例 2 のように、RA 疾患活動性が再燃する可能性がある
ため、COVID-19 に関するさらなる研究によって、IFX
延期の影響に関して再検討する必要がある。
結語
IFX 使用中に COVID-19 に感染した RA 患者 2 症例を経験した。IFX は COVID-19 感染によって引き起こされる Cytokine storm syndrome のリスクを軽減することが示唆された。つまり、COVID-19 に関連した症状を抑制し、重症度を低下させる可能性がある。COVID-19 に感染した RA 患者に比較的安全に使用できると推測されるが、COVID-19 感染者に対する IFX 使用の安全性を確認するためには、さらなる研究が必要である。

なし

利益相反

参考文献

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infliximab and adalimumab therapy for rheumatoid
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study of 100 patients in Brescia, Italy. Autoimmun Rev
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COVID - 19: interleukin - 6 receptor antagonist
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14）Shao-Huan Lan. Tocilizumab for severe COVID-19: asystematic review and meta-analysis. Int J Antimicrob
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15）日本感染症学会 COVID-19 に対する薬物治療の考え
方 第 10 版
16）Ted R. Mikuls. American College of Rheumatology
Guidance for the Management of Rheumatic Disease
in Adult Patients During the COVID-19 Pandemic:
Version 3. Arthritis & Rheumatology February
2021,73（2）e1–e12

─ 13 ─

中部リウマチ （Chubu Rheum Assoc） 51（2）2022

高齢関節リウマチ患者におけるサルコペニア・フレイル対策の報告（第 1 報）
佐藤弘恵 1, 2），黒澤陽一 1），長谷川絵理子 1），若松彩子 1），小林大介 1），中枝武司 1），黒田

毅 1, 2），成田一衛 1）

Key word：Dietary intake, frailty, physical activity, rheumatoid arthritis, sarcopenia
Abstract

Objective: The prevalence of sarcopenia in patients with rheumatoid arthritis（RA）is higher than that in the general
population. At our hospital, measures to detect sarcopenia in RA patients have been implemented, including multilateralevaluations（sarcopenia check）. This study analyzed the results of those measures and their significance for daily life
guidance. Methods: Twenty patients with RA（female, n=15）, age ≧ 65 years, who underwent a sarcopenia check were
included. Sarcopenia, frailty, fracture risk, physical activity, dementia, and dietary protein intake were assessed. Results:
All patients with sarcopenia were female（n=7, 35%）and four of them were frailty（20%）. Physical activity, dietary protein
intake, cognitive function, and activities of daily living did not signiﬁcantly diﬀer between the two groups, but low bodymass index（<21.5 kg/m2）, low physical activity, low dietary protein intake（<1.0 g/kg body weight）, and low servingsof grain dishes were frequent in both groups. The prevalence of a high risk of osteoporotic fracture, determined using thefracture risk assessment tool, was higher in the sarcopenia than in the non-sarcopenia group. Conclusion: Elderly patientswith RA are at risk for developing sarcopenia. In this group, a multi-evaluation-based sarcopenia check is important.

緒

能評価と，蓄尿検査によるたんぱく質摂取量評価も同時言

関節リウマチ（Rheumatoid arthritis, RA）は全身の炎症に行い，サルコペニアの治療および予防のための生活指

活機能の低下をきたしうる．サルコペニアは加齢に伴う本研究の目的は，サルコペニアチェック検査を実施さを特徴とする自己免疫疾患で，関節の破壊による日常生
筋肉量低下・筋力低下・身体機能低下を特徴とし，日常生活動作の障害や要介護の要因であり，生命予後の悪化にも関連する．RA は，関節炎による痛みや腫れで運動や身体活動が制限され，筋肉の萎縮をきたしやすい．ま導を行っている．
れた RA 患者について，その結果と RA の疾患活動性や治療について分析し，RA 患者におけるサルコペニアの要因を明らかにするとともに今後の患者指導に役立てることを目的とする．

た炎症がサルコペニアの要因となることも示されていることから 1），RA 患者におけるサルコペニア対策は重要である．実際に RA のサルコペニア合併率は約 30% で一

対象と方法

対象は，2019 年 6 月から 2021 年 5 月までの間に，診般人より高く，関節破壊が進行していること，CRP 値

療において主治医が必要と判断し当科外来でサルコペ，脂肪量，骨びらん，ス方で，body mass index（BMI）

サルコペニアチェック検査に含まれる項目は以下の通の上昇，リウマトイド因子陽性などとの関連がある一テロイド使用は有意ではなかったことが報告されている ．しかしながら，サルコペニアには身体活動量，食2）

事量，認知機能，フレイル，骨粗鬆症などの多因子が交絡しているため，さらに多面的な評価と対策が必要である．

2019 年 6 月から当科外来通院中の RA 患者で診療の一環として体組成計 InBody を用いた筋肉量測定，握力測
定，歩行速度測定を含むサルコペニアチェック検査を行っている．問診票を用いたフレイル，骨粗鬆症性骨折
リスク評価，身体活動量，食事バランス，認知・生活機

ニアチェック検査を受けた 65 歳以上の RA 患者全 20 例．
り：InBodyS10 Ⓡ（InBody Japan Inc. Tokyo, JAPAN） を用いた体組成，握力，歩行速度（Asia Working Group for）1），フレイル診断（日本版
Sarcopenia 2019 の基準）3（表）Cardiovascular Health Study 基準）4（表1），骨粗鬆症性
骨折リスク評価（fracture risk assessment tool, FRAX）5），
身 体 活 動 量（international physical activity questionnaire,
IPAQ）6, 7），食事バランス（厚生労働省食事バランスガイ
ド）8），認知・生活機能質問票（the dementia assessment
sheet for community - based integrated care system - 8
items, DASC-8）9），蓄尿検査によるたんぱく質摂取量の

1）新 潟 大 学 医 歯 学 総 合 病 院 腎・ 膠 原 病 内 科，2）新 潟 大 学 保 健 管 理 セ ン タ ー，THE RESULTS FROMCOUNTERMEASURES FOR SARCOPENIA AND FRAILTY IN ELDERLY PATIENTS WITH RHEUMATOIDARTHRITIS（THE FIRST REPORT），HIROE SATO et al : 1）Division of Clinical Nephrology and Rheumatology,
Niigata University Graduate School of Medical and Dental Sciences，2）Health Administration Center, Niigata University

─ 14 ─

中部リウマチ （Chubu Rheum Assoc） 51（2）2022

表 1．本研究におけるサルコペニアとフレイル診断
サルコペニアフレイル
男性 < 28kg

握力

女性 < 18kg

歩行速度
骨格筋量 (BIA 法 )<1m/s
男性 < 7.0 kg/m2
女性 < 5.7 kg/m2

体重減少

6 か月で 2kg 以上の（意図しない）体重減少（ここ 2 週間）わけもなく疲れたような感じが疲労感

する①軽い運動・体操をしていますか？
②定期的な運動・スポーツをしていますか？

身体活動

上記の 2 つのいずれも「週に 1 回もしていない」と回答
サ ル コ ペ ニ ア：低骨格筋量＋握力低下ま判定

たは歩行速度低下
重度サルコペニア：低骨格筋量＋握力低下＋

フ レ イ ル：3 項目以上該当
プレフレイル：1-2 項目に該当
非 フ レ イ ル：該当なし

歩行速度低下サルコペニアは Asia Working Group for Sarcopenia 2019 の基準（3），フレイルは改訂 J-CHS 基準（4）に基づく。

BIA, bio impedance analysis

推定値（Maroni の式），塩分摂取量の推定値．

本研究は新潟大学倫理委員会で承認を得て実施した

Maroni の式：1 日のたんぱく質摂取量（g/ 日）＝［1 日尿］× 6.25
中尿素窒素排泄量（g）＋ 0.031（g/kg）×体重（kg）
IPAQ は平均的な 1 週間の強い身体活動・中等度の身体活動・歩くことと，1 日の中で座ったり寝転んだりして過ごす時間を回答し，歩行 =3.3 メッツ，中等度の身体活動 =4.0 メッツ，強い身体活動＝ 8.0 メッツとして総身体活動量を算出し，3000 メッツ・分 / 週以上を高身体
活動，600 メッツ・分 / 週以上を中身体活動，他は低身
体活動と分類した．
食事バランスは前日にとった食事の料理を思い出し，主食，副菜，主菜ごとのサービング数に変換すること
で，おおよその食事量とバランスを評価した．
認知・生活機能質問票の DASC-8 は高齢糖尿病の血糖コントロール目標にも用いられる指標で，10 点以下
は認知機能正常かつ ADL 自立（カテゴリーⅠ），11-16
点は軽度認知障害〜軽度認知症または手段的 ADL 低下，，17 点以上は中等度以
基本的 ADL 自立（カテゴリーⅡ）
上の認知症または基本的 ADL 低下または多くの併存疾
患や機能障害（カテゴリーⅢ）と分類される．
年齢，性別，合併症，疾患活動性評価，骨密度および治療内容などの既存データは電子診療録から収集した．
数値は中央値（第 1- 第 3 四分位数）または n（％）で表記し，統計については，連続変数は Mann–Whitney U 検定，カテゴリー変数 2 つの場合は Fischer 検定，3 つ以上の場合はχ 2 検定を用いた．P<0.05 を有意水準とした．

．
（承認番号 2021-0051）
結果

65 歳以上の RA 患者 20 例において，女性 15 例（75％），
年齢は 75.5（70.5-80.8）歳で，プレドニゾロン（PSL）使，PSL 量は 3.8（0.1-5.0）mg/ 日，メトト
用は 15 例（75%），MTX 使用量はレキサート（MTX）使用は 11 例（55%）
4（0-6）mg/ 週，生物学的製剤は 1 例のみで使用されていた．疾患活動性マーカーは CRP 0.11（0.43-0.26）mg/dL，MMP-3 72.6（41.8-131.1）ng/mL で，ほとんどの症例について疾患活動性のコントロールは良好であった．
対象者 20 例中，サルコペニアは 7 例（35 ％）で全例女性，フレイルの 4 例（20 ％）は全例サルコペニアに該当
し，4 例中 2 例は重症サルコペニアで，サルコペニアと（図 1）．サルコペニ
フレイルは関連していた（p=0.013）
ア群 7 例全例で四肢筋量低下があり，歩行速度低下は 6
例（86%）で非サルコペニア群より多かったが，握力低
下は 3 例（43%）で非サルコペニア群と有意差はなかった（図 2）．女性のみの検討でも同様であった（図 1, 2）．
サルコペニア該当者は全例女性だったため，サルコペ
ニア群と非サルコペニア群の全例との比較と，サルコ
ペニア群と非サルコペニア群の女性のみの比較を行っ．年齢に有意差は無かったが，サルコペニア群た（表 2）
7 例の中央値は 81 歳で，75 歳以上が 6 例，80 歳以上が 4例であった（表 2）．BMI には有意差は無かったが，サル─ 15 ─

中部リウマチ （Chubu Rheum Assoc） 51（2）2022

ﾌﾚｲﾙ
ﾌﾚｲ
ﾙ

ﾌﾟﾚﾌﾚｲﾙ
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非
ﾌﾚｲﾙ
ﾌﾚｲ
ﾙ

1

ﾌﾚｲﾙ
ﾌ
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ﾚｲ
ﾙ

1122

ﾌﾟﾚﾌﾚｲﾙ
ﾌﾟﾚ
ﾌﾟ
ﾚﾌﾚｲ
ﾚｲﾙ
ﾙ

3

8

3
2

2

重症ｻﾙｺﾍﾟﾆｱ
重症ｻﾙ
ｻﾙｺ
ﾍﾟﾆ
ﾆｱ
ｺﾍﾟ

ｻﾙｺﾍﾟﾆｱ
ｻﾙｺﾍ
ｻﾙｺ
ﾍﾟﾆｱ
ﾟﾆｱ

p=0.013p=0.013

非ｻﾙｺﾍﾟﾆｱ
ｻﾙｺﾍﾟﾟﾆｱ
非
ｻﾙｺﾍ

a：全体

2

2

重症ｻﾙｺﾍﾟ重症ｻﾙｻﾙｺﾍﾟﾆｺﾍﾟﾆｱ
重症ｻﾙｺﾍﾟﾆｱ

ｻﾙｺﾍﾟ
ｻﾙ
ｺﾍﾟﾆｱ
ｺﾍﾟﾆ
ｻﾙｺﾍﾟﾆｱ

p=0.012p=0.012非ｻﾙｺﾍﾟﾆｻﾙｺﾍﾟ
ｺﾍﾟﾆｱ
非ｻﾙｺﾍﾟﾆｱ

b：女性のみ図 1．サルコペニアとフレイルの関連

コペニア群の中央値は 19 kg/m2 と低値であった（表 2）．

子については，疾患活動性が高いこと 2, 11-13），関節破壊

また BMI が 65 歳以上の目標とされる下限 21.5 kg/m よの進行 2, 10），低栄養（BMI 低値を含む）10, 12, 13），生物学

コペニア群の 5 例と合わせて 10 例（50%）が目標体重にむ）10, 11），うつ状態 11），大腿骨近位部骨密度低値 12）など

2

り低い患者が非サルコペニア群でも 5 例認められ，サル的製剤非使用 10），身体活動量が低いこと（運動制限を含．
達していなかった（図 3）が報告されている．このうち本研究と同様に 65 歳以上

動量に有意差は無く，両群合わせて低身体活動が 14 例

コペニアは年齢，BMI，CRP，大腿骨骨密度と関連して意差はなく，13 例（65%）が毎日朝食にたんぱく質を摂っkg/m2 で，有意差はなかったが非サルコペニア群の 22
kg/m2 より低値で，また，サルコペニアに関わらず 65 歳以上の目標 BMI 21.5 kg/m2 に達していない患者が多かった．身体活動量と認知機能・ADL・食事についてはサ
ルコペニアの有無で有意差を認めなかったが，サルコペ
ニアに関わらず低身体活動量や，サルコペニア予防の目標とされるたんぱく質摂取量 1.0g/kg 標準体重に達しない患者が多かった．食事バランスガイドの主食サービン
グ数はエネルギー摂取量と関連することが報告されている 14）．サルコペニア群で主食サービング数は中央値 3 であり，非サルコペニア群の 4 に比べ少ない可能性が示唆され，全体の食事摂取量の低下が考えられた．本研究では症例数が少ないためサルコペニアに関連する有意な因子は見いだせなかった．しかし，サルコペニア群は高齢で，BMI が低く主食の量が少ないなどの低栄養状態が多いと考えられ，一方で身体活動量やたんぱく質摂取量では差は無かった．サルコペニア対策として 75 歳以上になっても食事全体の量を減らさず体重を維持することが重要であると推測されるが，今後症例数を増やして検討する必要がある．
骨粗鬆症については骨密度に有意差は無かったが，サルコペニア群の 3 例 43% で骨粗鬆症性骨折の既往があり，FRAX による 10 年以内の骨粗鬆症性骨折リスクが非サルコペニア群よりサルコペニア群で高く，女性においては大腿骨近位部骨折リスクも高かった．低体重，ス
テロイド使用，骨折歴が影響していることが考えられた．サルコペニア・フレイルとともに骨粗鬆症骨折予防

サルコペニア・フレイルに関する因子として，身体活．たんぱく質摂取量も両群で有（70%）と多かった（図 3）ていたが，1 日のたんぱく質摂取量はサルコペニアの予防に推奨されている 1.0g/kg 適正体重より 12 例（60%）で．またサルコペニア群では 5 例（71%）
低値であった（図 3）で食事バランスガイドによる主食の量が 3 サービング以．認下で少なく，食事摂取量の低下が示唆された（図 3）

知機能・ADL は両群とも 2 例ずつ低下を認めたが，16
例（80%）は正常であった（図 3）．

骨粗鬆症については FRAX で 10 年以内の骨粗鬆症性骨折，大腿骨近位部骨折リスクが 15% 以上の頻度は，サ

ルコペニア群で非サルコペニア群より有意に多く認められ，女性のみで比較しても骨粗鬆症性骨折リスクが 15%以上の頻度はサルコペニア群で高かった（図 4，表 2）．
考察本研究の対象は，疾患活動性がコントロールされている外来通院中の症例で，MTX も約半数に使用されており，高齢者ではあるが通常の RA 治療が可能で，ある程度の自立した生活ができている患者群であった．症例数が少ないが，サルコペニアに該当した患者は全例女性
で，女性の約半数がサルコペニアに該当し，本邦からの既報 10）と頻度は同程度であった．サルコペニア群でも握力低下は 7 人中 3 人だったが歩行速度低下は 6 人で，一般的に手関節や手指の関節障害により握力低下をきたしやすい RA 患者ではあるが，歩行速度がサルコペニアの要因になっている患者が多かった．

RA 患者におけるサルコペニア・フレイルのリスク因の高齢 RA 患者のみを対象とした本邦の報告では，サルいた 12）．本研究でもサルコペニア群の BMI 中央値は 19

─ 16 ─

中部リウマチ （Chubu Rheum Assoc） 51（2）2022

図 2．サルコペニアと筋量・歩行速度・握力低下の関連─ 17 ─

中部リウマチ （Chubu Rheum Assoc） 51（2）2022

図 3．サルコペニア群と非サルコペニア群における栄養・身体活動量・認知機能・ADL 指標の比較

─ 18 ─

中部リウマチ （Chubu Rheum Assoc） 51（2）2022

図 4．サルコペニア群と非サルコペニア群における骨折リスクの比較

表 2．サルコペニア群と非サルコペニア群（全体または女性のみ）の比較

年齢（歳）
罹病期間（年）
女性

サルコペニアvs. 非サルコペニア全体

n= 7

n= 13

81（75-83）

75（70-79）

0.081

74（69-79）

0.094

10.5（3.1-18.3）

7.8（4.2-19.1）

0.817

8.3（2.8-27.4）

0.867

0.114

8（100）n.d.

7（100）

8（62）vs. 非サルコペニア女性のみ
p

n= 8

p

身長（cm）

149.5（145.0-154.5） 152.9（148.8-160.3）

0.115

150.9（148.6-155.9） 0.336

体重（kg）

43.0（35.3-45.9）

55.2（44.1-61.8）

0.014

53.9（41.6-59.5）

0.121

BMI（kg/m2）

19.1（15.0-21.9）

22.9（19.0-25.9）

0.056

22.4（19.0-24.6）

0.152

Ⅰ , 1（14）; Ⅱ , 4

Ⅰ , 3（23）; Ⅱ , 5（39）;0.468

Ⅰ , 2（25）; Ⅱ , 2

0.400（57）; Ⅲ , 0（0）; Ⅳ,

Ⅲ , 3（23）; Ⅳ , 2（15）Steinbrocker stage 分類（25）; Ⅲ , 2
（25）
; Ⅳ,

2（29）
Steinbrocker class 分類2（25）Ⅰ , 1（14）; Ⅱ , 5

Ⅰ , 9（69）; Ⅱ , 3（23）;（71）; Ⅲ , 1（14）;Ⅲ , 1（8）; Ⅳ , 0（0）0.061

Ⅰ , 5（63）; Ⅱ , 2

0.142（25）; Ⅲ , 1（1）; Ⅳ ,Ⅳ , 0（0）0（0）

PSL（mg/ 日）

4（0-5）

2（0.3-5）0.757

3（0.1-5）

1.000

MTX（mg/ 週）

0（0-4）

6（0-10）0.157

3（0-9）

0.463

CRP（mg/dL）

0.07（0.05-1.22）

0.14（0.04-0.26）

1.000

0.22（0.07-0.31）

0.694

MMP-3（ng/mL）

74（65-145）

62（21-128）

0.311

60（10-109）

0.152

CK（U/L）

64（44-92）

102（72-124）

0.072

876（60-114）0.345

四肢筋量（kg/m2）

5.4（5.0-5.6）

6.3（5.9-7.6）<0.0016.0（5.8-6.6）

0.004

握力（kg）

18（14-22）

22（21-30）

0.008

22（19-22）0.094

歩行速度（m/ 秒）

0.90（0.72-0.93）

1.08（1.01-1.16）

0.002

1.08（1.01-1.16）

0.014

身体活動量（メッツ / 日）

462（33-693）

132（0-1386）

0.588

132（0-575）

0.463

6（5-10）6（5-13）0.938

10（6-13）0.281

座位時間（時間 / 日）─ 19 ─

中部リウマチ （Chubu Rheum Assoc） 51（2）2022

朝たんぱく質を毎日食べる

4（57）

9（69）

6（75）

0.651

0.608

たんぱく質摂取量（g/ 日 /kgBW）

0.87（0.74-1.05）

0.82（0.76-0.96）a

0.93

0.82（0.72-1.02）

1.000

塩分摂取量（g/ 日）

8.9（4.4-9.4）

7.8（5.4-8.4）a0.93

7.9（7.7-9.7）

0.867

食事バランスガイド合計（サービング数） 14.5（13.0-15.5）

17（13.5-19.0）

0.393

17.3（13.0-19.0）0.463

主食（サービング数）

3（3.0-3.5）

4（3.5-5.3）

0.081

4（3.3-4.5）

0.152

副食（サービング数）5（3.5-5.0）5（3.5-5.5）

0.938

4.5（3.3-5.4）

1.000

主菜（サービング数）5（3.0-6.0）

4.5（3.0-6.0）

0.757

4.3（3.3-5.8）

0.779

牛乳・乳製品（サービング数）1（1.0-2.0）2（1.0-3.0）

0.757

1.5（0.3-3.0）

0.955

DASC-8：カテゴリーⅠ

5（71）

11（85）DASC-8：カテゴリーⅡ

1（14）

2（15）

DASC-8：カテゴリーⅢ

1（14）

0（0）

3（43）

1（8）

認知機能・ADL

骨粗鬆症性骨折歴あり
大腿骨頸部 T スコア-1.9（-2.4 〜 -1.5）-1.5（-2.2 〜 -0.8）b

7（88）
1（13）

0.375

0.529

0（0）
0（0）

0.101

0.077

0.167

-1.5（-2.0 〜 -0.9）b

0.209

FRAX 骨粗鬆症性骨折リスク（％）

53（26-64）

22（15-39）b

0.005

32（18-41）b

0.029

FRAX 大腿骨近位部骨折リスク（％）

44（11-47）

11（5.6-21）b

0.014

16（6.3-23）b

0.054

BMI, body mass index; PSL, prednisolone; MTX, methotrexate; CRP, C-reactive protein; MMP3, matrix metalloproteinase 3; CK,
creatine kinase; ADL, activity of daily living
n=11 での結果 ; b 骨密度未検査の 1 名は除外し，FRAX は骨密度データを使用せず算出

aが重要であることが示された．

結論

RA 患者のサルコペニア・フレイルの予防と対策におサルコペニアチェック検査で使用されている測定項目
は，実施が比較的簡単で，骨密度と蓄尿検査以外も検査

いて，疾患活動性のコントロール，骨粗鬆症のマネージ技師が測定をしている．24 時間蓄尿検査は自宅で蓄尿

メントのための薬物療法は基本である．その上で身体をしてもらう必要があり，患者には負担であるが，たん活動量・食事量を適切に確保できるよう，患者の生活習

ぱく質摂取量と同時に塩分摂取量や 24 時間クレアチニ

慣，社会的背景に応じて個別的な指導を行っていく必要

ンクリアランスの測定も可能であり，食習慣や腎機能のがある．多面的な検査を組み込んだサルコペニアチェッ

正確な評価ができることから，実施する意義は高いと考ク検査は個々の患者毎の問題点を客観的に評価し総合的える．症例によっては完全な蓄尿ができず，摂取量が過な指導に役立つものと考えている．特に 75 歳以上で体小評価される可能性あることは注意する必要があり，尿量や塩分摂取量は蓄尿ができているかの目安になる．高

重が少ない女性 RA 患者は，サルコペニアと骨粗鬆症対策を十分に行う必要があると考えられた．

齢者は生活習慣が確立しており，個々の患者ごとの考えなし

方・価値観は多様性が高い．サルコペニアチェック検査

利益相反により，多面的な視点から症例ごとに評価し，数値で示すことで，患者個々にあったテイラーメイドな改善点を提示することが可能であると考えている．
本研究の限界は，症例数が少ないことである．新型コロナウイルス感染症の影響で検査自体が実施しにくい状況になった影響もあるが，感染状況をみながら引き続き実施していく予定である．

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─ 21 ─

中部リウマチ （Chubu Rheum Assoc） 51（2）2022

新型コロナウイルス流行前は自己注射を頑なに拒んでいた
関節リウマチの 2 例
岩田典子 1），佐藤正夫 2）

Key word：COVID-19, rheumatoid arthritis, scary emotions, self-injection
Abstract

A 47-year-old woman, who developed rheumatoid arthritis（RA）at the age of 32, and an 18-year-old woman, whodeveloped RA at the age of 13, had been refusing the self-injection technique of adalimumab（ADA）because of the fearof self-injection. After the COVID-19 pandemic, it has been reported that patients with pre-existing condition were more
likely to be severely aﬀected by COVID-19. They were afraid of frequent visits to the hospital and were oﬀered training in
self-injection techniques. They practiced with a pen-type syringe of ADA and learned the procedure without any problems.
The fear of COVID-19 was far greater than that of self-injection.

緒言

関節リウマチ（以下 RA）に対する生物学的製剤（BIO）

で使用する薬剤の多くは皮下注射製剤で、自己注射が認められている。自己注射手技を習得すれば治療に対する責任感が増すことが多く、さらに通院回数を減らすことも可能になる 1）。しかし、自己注射を勧めても “ 恐怖心 ”
から習得する意志を示さず、隔週で来院している患者が存在する。今回、自己注射を頑なに拒んでいた 2 名のRA 患者が新型コロナウイルス（COVID-19）の流行 2, 3）を契機に、自己注射手技の習得を自ら希望したので、その経過を中心に報告する。

《症例 1》症例

47 歳女性、主婦、罹病期間 15 年。
メトトレキサート（MTX）6mg/ 週を併用し、12 年前にインフリキシマブ（IFX）を導入、約 1 年で効果減弱のためアダリムマブ（ADA）にスイッチして投与を継続中であった。両手関節は骨性強直の状態であったが手指関節の可動域は支障が無く、自己注射手技の習得には問題。自己注射を勧めても、『自は無いと考えられた（図 1）分で注射するのは痛いだろうし、針を見るのも怖い、絶対にいや！』ということで 11 年間、この間に主治医の転『自宅からどんなに遠くなっても自勤が 3 回あったが、分で運転して通院できるから』と、隔週で ADA 投与を継続していた。ADA にクエン酸が含有されていた時から投与していたが、クエン酸フリー後も、投与時痛があるため自己注射を拒んでいた症例である 4）。針を見るの

図 1．症例 1：47 歳女性
両手関節は骨性強直であるが、手指関節の可動域制限なし。

も嫌ということで以前から補助具を使用して上腕部に投。RA の臨床評価は、両手関節に軽度与していた（図 2）の圧痛があり、DAS28-ESR 2.14、DAS28-CRP

HAQ-DI 0.25 で、臨床的寛解の状態であった。

1.94、《症例 2》

18 歳女性、専門学校生。
13 歳で関節炎を発症、若年性特発性関節炎（JIA）の診断で 4 年前にトシリズマブ（TCZ）の点滴投与を導入した。1 年 3 ヵ月後に効果減弱のため ADA にスイッチした。両手関節、両手指関節の可動域制限は無く、自己注

1）海津市医師会病院 看護部，2）海津市医師会病院 整形外科・リウマチ科，TWO CASES OF RHEUMATOIDARTHRITIS WHO LEARNED THE SELF-INJECTION TECHNIQUE TRIGGERED BY THE COVID-19 PANDEMIC，NORIKO IWATA et al : 1）Nursing, Kaizu Medical Association Hospital ，2）Orthopaedics and Rheumatology, Kaizu
Medical Association Hospital─ 22 ─

中部リウマチ （Chubu Rheum Assoc） 51（2）2022

図 2．補助具（ヒュープラス N）
シリンジでの投与時に針が見えない。

症例 2 では 2020 年 2 月 15 日に申し出があった。

《症例 1》

指導の実際

針の見えないペン型 ADA を使用して腹部に投与することを指導した。デモ器で説明し、その後練習した。1回の指導時間は約 20 分で、計 3 回行った。3 回目には見守りで正確に手順通り自己注射手技を習得できた。本人
からは『針も見えないし、思ったより痛くなくてよかっ
た、もっと早く自己注射にすればよかった』との言葉が聞けた。現在、3 か月間隔で通院している。

《症例 2》

これまでは、上腕部に看護師が投与していたが、今回はペン型 ADA を利用して腹部投与で指導した。デモ器

図 3．症例 2：18 歳女性で練習したが実薬のボタンを押すことに恐怖心があり 1

両手関節、手指関節の可動域制限なし。

回目の指導時は看護師がボタンを押した。『ペン型はシリンジ型より痛くない』との感想で、2 回目の指導時に射手技習得に対する支障は無かった（図 3）。しかし、『えは見守りで自己注射手技は確実に遂行できた。しかし、〜、自分で打つの？難しそうだし、そんなこと怖くて出

その後の来院時には、『まだボタンを押すのが怖い、た来ない！』ということで、約 2 年間、高校通学時には土

まにお父さんに押してもらっている』とのことであった。

曜日または遅刻、早退を利用して学業に支障が無いように母親の運転で隔週通院していた。臨床評価は右膝関
節 痛 が あ り、DAS28-ESR 2.39、DAS28-CRP

HAQ-DI 0.125 で、臨床的寛解の状態であった。

現在の通院間隔は 10 週間である。

1.84、

考

察

RA に対する BIO 治療薬の多くは皮下注射製剤で、自己注射が可能であり、患者は自宅で自分の都合に合わせ動機
2 症例共に、自分で自分に注射することに対する “ 恐怖心 ” が自己注射を強く拒んできた理由であった。しかし、2020 年 1 月以降、COVID-19 に罹患すると持病がある方は重症化しやすいと報道されていたため、病院への頻繁な通院が怖くなり、通院頻度を減らす目的で自己注
射手技を習得したいと、症例 1 では 2020 年 2 月 19 日に、て投与することができる。RA の疾患活動性が良好にコ

ントロールされていれば投与間隔を延長したり、効果減
弱時には投与間隔を短縮したりすることが通院なしで可能であり、RA 治療に積極的な患者や有職者で頻繁な通院が困難な患者には利点が多い 5）。一方、投薬のアドヒ

アランスが低下するという欠点につながりやすく、感染症や副作用への対処法や予防など自己管理ができるよ─ 23 ─

中部リウマチ （Chubu Rheum Assoc） 51（2）2022

う、個々の症例に合わせた患者指導、教育が重要である。
今回の 2 症例は COVID-19 の流行で病院に通院することが『怖く』なり、自ら自己注射手技の習得を希望した。
幸い、2 症例とも、2 〜 3 回の実技指導で手技を習得可

能で、遂行後に『思っていたほど痛くなかった、もっと早く自己注射にしていたら良かった』との感想であった。
2 症例共に疾患活動性は良好にコントロールされていた症例であった。自分で注射を打つという “ 恐怖心 ” と、
COVID-19 に罹患するかもしれないという “ 恐怖心 ” を比較した時に、COIVD-19 に罹患したほうが『怖い』と 2
症例とも感じた結果、長い間拒んできた自己注射手技の習得が実現できたと考えられた。今回のような症例も参考にしながら RA 患者の適切な自己注射指導を行ってい
きたい。
結

言

自己注射に対する “ 恐怖心 ” から自己注射手技の習得を拒んでいた症例が COVID-19 の罹患に対する “ 恐怖 ”のため自らすすんで自己注射手技を取得した。その結果、自己注射に対する “ 恐怖心 ” も、頻繁な通院で生じた COVID-19 に対する “ 恐怖心 ” も軽減した。
利益相反

開示すべき利益相反無し。

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─ 24 ─

中部リウマチ （Chubu Rheum Assoc） 51（2）2022

結節性硬化症に合併した成人発症スチル病の 1 例
犬飼峰彦，花井俊一朗，小林義照，窪田総一郎，原間紀美絵，中込大樹

Key word：adaptive immunity, autoinﬂammatory disease, immunometabolism, innate immunity, mechanistic target of
rapamycin

Abstract

Here, we present an 18-year-old Japanese woman with adult-onset Still's disease（AOSD）associated with tuberous
sclerosis complex（TSC）. She developed fever, polyarthralgia and skin rash typically colored salmon pink on the upper andlower extremities, and was diagnosed with AOSD with a 13-year history of TSC. High dose glucocorticoid therapy andtocilizumab partially improve her manifestations, but cyclosporine A ameliorated the clinical symptoms.

緒

言

結 節 性 硬 化 症（tuberous sclerosis complex: TSC）は，

てんかんや精神発達遅滞，自閉症などの行動異常や脳腫瘍，腎血管筋脂肪腫，リンパ脈管筋腫症，顔面の血管線維腫などの過誤腫を全身に生じる常染色体顕性遺伝の疾患である 1）．TSC では，原因遺伝子である

TSC1 あるいは TSC2 の遺伝子変異により，mechanistic
target of rapamycin（mTOR）complex 1（mTORC1）の 制
御不全を生じる．mTORC1 は，細胞増殖やオートファ
ジー，タンパクや脂質合成に関与する分子であることから，mTORC1 が活性化する TSC では多様な症状を呈する 1）．さらに，近年，mTOR シグナルと家族性地中海熱（familial Mediterranean fever: FMF）な ど の 自 己 炎 症性疾患との関連が報告されている 2, 3）．また，mTOR 阻
害薬は，リンパ球抑制作用を目的として臓器移植領域
で臨床応用されている．現在までに，成人発症スチル病（Adult-onset Still's disease: AOSD）における mTOR シ
グナルの関与は明らかにされていないが，mTOR 経路の免疫系への影響が複数報告されている．今回，mTOR
シグナル活性化を示す TSC に AOSD を合併し，シクロ
スポリン（cyclosporine A: CyA）が奏功した興味深い症例を経験したため報告する．

症例：18 歳，女性．

症例呈示

主訴：発熱，咽頭痛，紅斑，多関節痛．
現病歴：5 歳時に痙攣を契機に TSC と診断された．遺伝

子検査は実施されていない．直近では，てんかんに対してカルバマゼピンとレベチラセタムを内服し，皮膚病変に対してはシロリムス外用薬を使用し，安定していた．
当院入院 2 週前に咽頭痛と発熱が出現し，A 病院内科を受診した．経口レボフロキサシン 500mg/ 日が処方され，4 日間内服したが，発熱は改善しなかった．A 病院を再診したところ，抗菌薬不応の 39℃を超える発熱に加え，多関節痛と肝逸脱酵素の上昇を認めたため，膠原病の可能性を疑われ当科に紹介され，精査のため入院した．
既往歴・併存症：TSC によるてんかん（最終発作：5 歳）や顔面血管線維腫，上衣下結節などを指摘されているが，自閉症などの行動異常は認めていない．
家族歴：TSC の家族歴なし．
内服薬：カルバマゼピン 250 mg/ 日，レベチラセタム
1000 mg/ 日．
入院時身体所見：意識清明，体温 36.3 ℃，血圧 108/60
mmHg，脈拍 94 回 / 分，SpO2 98%（室内気）．口腔内潰
瘍なし，眼球充血なし，咽頭発赤なし，扁桃腫脹なし，
頸部リンパ節腫脹なし，顔面や躯幹・四肢に紅斑はみられなかった．Raynaud 現象はなく，爪上皮延長や爪郭部
点状出血，ソーセージ様手指腫脹，皮膚硬化は認めな
かった．心雑音なし，呼吸音は清，右肋弓下に肝臓を 1
横指触知した．四肢には，発熱に伴い出現する淡い紅斑を認め，両肩関節と膝関節に圧痛を認めた．
：白血球数 11,350 / μ L，好中球数 9,690
血液検査（表 1）/ μ L， ヘ モ グ ロ ビ ン 11.8 g/dL， 血 小 板 数 253,000 / μ
L，aspartate aminotransaminase（AST）180 U/L，alanine
aminotransferase（ALT）160 U/L，lactate dehydrogenase（LD）565 U/L，フェリチン 4768 ng/mL，C 反応性タン
パ ク（C-reactive protein: CRP）16.26 mg/dL， リ ウ マ ト
イド因子（rheumatoid factor: RF），抗核抗体（anti-nuclear
antibody: ANA）は陰性，血清補体価低下はみられなかった．
胸腹部骨盤造影 CT（画像呈示なし）：上衣下結節，多発肺結節，骨島を認め，結節性硬化症の所見であった．胸山梨大学医学部附属病院

リ ウ マ チ 膠 原 病 内 科，ADULT-ONSET STILL'S DISEASE IN A PATIENT WITH
TUBEROUS SCLEROSIS COMPLEX，TAKAHIKO INUKAI et al : Department of Rheumatology, University of
Yamanashi Hospital─ 25 ─

中部リウマチ （Chubu Rheum Assoc） 51（2）2022

臨床経過（図 1）

表 1．初診時の検査所見項目

結果

咽頭痛後に発症した発熱で，多関節痛や典型的なサー基準範囲

Leukocytes（× 103/ μ L）

11.35

3.3-8.6

Neutrophils（× 10 / μ L）

9.69

1.7-6.7

Hemoglobin（g/dL）

11.8

11.6-14.8

Platelets（× 10 / μ L）

25.3

15.8-34.8

CRP（mg/dL）

16.26

< 0.1

BUN（mg/dL）

7.2

8.0-20.0

Creatinine（mg/dL）

0.84

0.46-0.79

AST（U/L）

180

13-30

ALT（U/L）

160

7-30

LD（U/L）

565

124-222

C3（mg/dL）

135

73-138C4（mg/dL）

26

11-31

Ferritin（ng/mL）

4,768

4.2-136.7

IgG（mg/dL）

1,505

861-1747

抗核抗体< 1:40< 1:40

リウマトイド因子（IU/mL）

< 10

< 10

抗 CCP 抗体（U/mL）

< 0.6

< 4.5

sIL-2R（U/mL）

665

121-6133

4

モンピンク疹を伴う点からは，AOSD を考えた．血液培養を含む微生物学的検査や造影 CT などから感染症と悪性腫瘍を除外したのちに，Yamaguchi らの分類基準（1992）年 4）に基づき，大項目 4 つ，小項目 4 つを満たしたことから，AOSD と診断した．初期治療としてプ レ ド ニ ゾ ロ ン（prednisolone: PSL）50 mg/ 日 内 服 を開始したが，発熱と紅斑の改善に乏しかった．重篤な臓器障害がなかったことから，メチルプレドニゾロン（methylprednisolone: mPSL）250mg/ 日を 3 日間点滴静注

し，パルス療法を追加した．一時的に解熱するものの，すぐに発熱がみられ，紅斑の消長を繰り返し，血清フェ
リチン値が増加した．疾患活動性を十分抑制できていな
いと考え，ステロイドパルスの用量を増やすことも検討したが，グルココルチコイド（glucocorticoid: GC）の積算量が多量になることを考慮して，第 14 病日にトシリ
ズマブ（tocilizumab: TCZ）480 mg/body/ 週の点滴静注を行った．これにより，紅斑は抑制できたものの，2 回投

与後も発熱は持続し，血清 LD の増加と血小板数の減少がみられた．マクロファージ活性化症候群（macrophage

ALT: alanine aminotransferase, AST: aspartate aminotransferase,
BUN: blood urea nitrogen, CCP: cyclic citrullinated peptide,
CRP: C-reactive protein, LD: lactate dehydrogenase, sIL-2R:
soluble interleukin-2 receptor

activation syndrome: MAS）の発症を危惧し，TCZ を延期して CyA 内服を追加したところ，発熱は改善し，血清 LD やフェリチン低下がみられ，血小板数は回復した．

CyA 200 mg/ 日 内 服 で 安 定 化 し た の ち に TCZ を 再 開，以後は順調に PSL を減量し，本論文作成時点では PSL 5
mg/ 日と CyA，TCZ 併用で寛解を維持している．

水や心嚢液貯留はみられなかった．明らかなリンパ節腫
脹はみられなかったが，肝脾腫を認めた．

図1

─ 26 ─

中部リウマチ （Chubu Rheum Assoc） 51（2）2022

考察

本 例 は，mTOR シ グ ナ ル 制 御 異 常 を き た す TSC に

AOSD を合併し，CyA が奏功した症例であった．TSCと AOSD が合併した報告は，我々が検索する限り過去になく，両者の病態を考えるうえでも興味深い 1 例である．さらに，mTOR シグナルの機能を考えると，TCZ
よりもカルシニューリン阻害薬である CyA が効果を示した点は注目に値する．
TSC の原因遺伝子として，9 番染色体上の TSC1 遺伝
子と 16 番染色体上の TSC2 遺伝子が同定されており，これらの遺伝子産物である Hamartin と Tuberin の複合体
は，mTOR 経路を抑制することで細胞増殖やオートファ
ジー，タンパクや脂質合成などを制御している 1）．TSC
では，TSC1 あるいは TSC2 遺伝子変異により，mTOR
シグナル制御異常を生じることで多様な症状を呈する．
mTOR は，イースター島の土壌より分離されたマクロライドであるラパマイシンの標的分子として同定され，
mTORC1 と mTORC2 という 2 つのタンパク複合体を形成しているキナーゼであるが，TSC では mTORC1 の異常を生じる 1, 5）．mTORC1 は，成長因子，サイトカイン，
病原体関連分子パターン，アデノシン三リン酸，グルコース，アミノ酸などの栄養要因や環境要因を感知し，タンパクや脂質合成，あるいはオートファジー抑制により細胞増殖を促進させる 5）．mTOR は，細胞の代謝活性制御を介して免疫系にも関わっており，樹状細胞，マクロファージ，単球，好中球や natural killer（NK）細胞など自然免疫系細胞の増殖に関与する 5, 6）．さらに，invitro および in vivo 実験において，TSC1 欠損は向炎症性
フェノタイプである M1 マクロファージ分化を促進すると報告されている 6）．また，獲得免疫系においては，T
細胞増殖や CD4 陽性 T 細胞から Th1 や Th17 などエフェ
クター T 細胞への分化にも関与するとされ 5, 6），マウス
において mTORC1 の機能喪失は，制御性 T 細胞への分化を促進すると報告されている 7, 8）．リウマチ性疾患との関連については，全身性エリテマトーデス（systemic
lupus erythematosus: SLE）や 関 節 リ ウ マ チ（rheumatoid
arthritis: RA），強皮症，Sjögren 症候群患者やこれらの動物モデルにおいて mTOR 阻害が病態を改善させる可能性が示唆されており，特に SLE や RA においては，ヒトを対象とした試験で mTOR 阻害薬のラパマイシンやエベロリムスの有効性が報告されている 5）．
AOSD は， 全 身 炎 症 を き た す 自 己 炎 症 性 疾 患 と 考
えられており，自然免疫の異常活性化とそれに続くinterleukin-（l IL-1），IL-6，IL-18 な ど の 炎 症 性 サ イ ト
カインの過剰産生が主な病態である 9）．AOSD では，自然免疫系の活性化だけでなく，獲得免疫系の異常も想定 さ れ て お り，Th1 や Th17 細 胞 の 増 加， 制 御 性 T 細胞の減少がみられると報告されている 10）．現在までに mTOR シ グ ナ ル と AOSD と の 関 連 性 は 明 ら か に されていないものの，酸化還元酵素をコードする laccase

domain containing 1（LACC1）のミスセンス変異を認めた若年性特発性関節炎（juvenile idiopathic arthritis: JIA）の報告が複数あり 11, 12），LACC1 変異と mTOR，さらには JIA との関連が示唆されている 12）．この報告によると，
LACC1 は mTOR シグナルの上流に位置し，同シグナルを介してマクロファージのオートファジー機能を制御しており，その機能低下が JIA 発症に関与しているのではないかと推測されている 12）．また，AOSD の病態において主要な役割を担う IL-18 は，自閉症スペクトラム障害との関連が注目されている．本例では，TSC に伴う
自閉症は認めなかったものの，近年の研究で自閉症スペ
クトラム障害において脳内と血中 IL-18 の不均衡が指摘されており 13），IL-18 はアミノ酸トランスポーター発現と mTORC1 活性化を介した NK 細胞増殖に深くかかわると報告されている 14）．つまり，TSC では IL-18 の異常が想定され，その結果，免疫代謝の制御異常を生じることで免疫異常を呈する可能性が推測される．さらに，
FMF 患者の好中球において，mTOR 阻害はパイリン発現を減少させたという報告もあり，mTOR の自己炎症性疾患への関与が示唆されている 3）．自然免疫と獲得免疫の両者が，病態形成に深くかかわる AOSD では，mTOR
経路の関与に興味が持たれるところであり，近年注目されている免疫代謝の観点からも，さらなる研究が期待される．
現在のところ，TSC において自己炎症性疾患や自己免疫疾患の発症率が高いという知見はなく，本例のよ
うな AOSD との合併例の報告もない．このことからは，
mTORC1 活 性 化 だ け で な く，LACC1 を は じ め と し た
遺伝子異常や HLA ハプロタイプなどの遺伝因子を含む多因子が AOSD 発症を規定していることの裏付けと考えられる．本例のみでは，TSC による mTOR 活性化とAOSD の病態との関連性を直接証明することは困難であるが，本例の臨床経過は両者の関連を示唆している．初期治療における GC の用量が少なかったため，疾患活動性を抑えきれなかった可能性はあるものの，臨床症状や血清マーカーの動きを見る限りは，GC 抵抗性であったと考えられた．このような状況での TCZ 投与は部分的に改善を示したものの，MAS を誘発した可能性があった．しかし，CyA 追加後に速やかに改善が得られており，カルシニューリン阻害薬が奏功したと考えられる．
CyA が直接的に mTOR 経路を阻害する機序を有しているわけではないものの，T 細胞の増殖・活性化阻害に関する点では，mTOR 阻害薬とカルシニューリン阻害薬
は，類似の作用点があり，実際に臓器移植後の免疫抑制薬として両者が使用されている．本例でみられた治療抵抗性の点やリンパ球抑制作用を有するカルシニューリン阻害薬が奏功した点から推測すると，マクロファー
ジやリンパ球をはじめとした免疫代謝異常を引き起こ─ 27 ─

中部リウマチ （Chubu Rheum Assoc） 51（2）2022

す mTORC1 活性化が病態形成の一端を担っている可能性が示唆された．また，TCZ が MAS 発症に寄与した可能性が考えられた．AOSD に対する TCZ 治療後に MASを発症した報告は複数あり，本邦における調査では，

AOSD に伴う MAS 6 例のうち，4 例が TCZ 投与直後に発症したと報告されている 15）．同報告では，TCZ 投与

前の血清 IL-18 レベルが著増しており，投与後 MAS 発症時に倍化したことが明らかにされた 15）．TCZ が MAS発症に関わる機序は明らかにされていないが，IL-6 という単一のサイトカイン抑制は，ネガティブフィード

バック機構を介して IL-18 をはじめとしたサイトカイン

ストームを増悪させる可能性が考えられている 16）．病態解明には，IL-1 阻害療法など他の抗サイトカイン療法と MAS との関連性の解析も必要であろう．

本例を端緒に mTOR シグナルと AOSD との関連についてのさらなる研究により AOSD の新たな治療標的が解明されることが期待される．

利益相反

著者全員は，本論文の研究内容について他者との利害関係を有しません．
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─ 28 ─

中部リウマチ （Chubu Rheum Assoc） 51（2）2022

紅皮症で発症した抗 SAE 抗体陽性皮膚筋炎の 1 例
木戸敏喜，四十万谷朱里，川高正聖，杉下尚徳，浅野諒子，津田玲奈，朴木博幸，篠田晃一郎，戸邉一之Key word：Anti-SAE antibody, Dermatomyositis, Erythroderma
Abstract
A 58 - year - old woman presented to our department with erythroderma, muscle weakness, and dysphagia. Muscle
biopsy revealed perifascicular atrophy with inflammation, she was diagnosed as dermatomyositis（DM）with anti-SAE
antibody. After the initial immunosuppressive treatment, skin and muscle lesion deteriorated and interstitial pneumonitis
had appeared, which were successfully treated with cyclophosphamide. Anti-SAE antibodies are rare myositis-specificautoantibodies（MSAs）that can present with erythroderma. Aggressive search about this autoantibody is necessary in DM
that is negative for other MSAs.
緒言。手指にびまん性紅斑を認め、典型的なかった（図 1-b）

皮膚筋炎は骨格筋の炎症に伴う筋力低下を呈する疾患

ゴットロン徴候、逆ゴットロン徴候はともに認めなかっ群であり、多発性筋炎、封入体筋炎とともに特発性炎症。肘に大ゴットロン徴候を認めた（図 1-d）。
た（図 1-c）性筋疾患という疾患概念を形成する。本疾患群には筋炎
特異的自己抗体が検出され、各自己抗体が特定の臨床症状と密接に関連するのみならず、診断の補助、治療法の血液検査では筋原性酵素の上昇は軽微で軽度の CRP 高、抗核抗体（斑紋型）、抗 SS-A 抗体陽性値（0.26 mg/dL）を認めたが、抗 ds-DNA 抗体は陰性で、低補体血症を選択、予後推定などに有用であることが明らかになって認めなかった。光線過敏症、口内炎、乾燥症状等は認いる。2022 年現在、保険診療で抗 ARS 抗体、抗 Mi-2 抗めず、全身性エリテマトーデスやシェーグレン症候群

体、抗 TIF-1 γ抗体、抗 MDA5 抗体が測定可能である 。

の可能性は低いと考えられた。入院時の検索では筋炎

間質性肺炎を併発した抗 SAE 抗体陽性皮膚筋炎症例を

CT 検査では異常所見を認めず、MRI（STIR 像）では皮下組織に柵状の高信号域があり、殿筋、大腿筋群に高信号域を認めた。右大腿二頭筋の筋生検を実施したとこ
ろ perifascicular atrophy（PFA）を認め、筋周膜にマクロ。Myxovirus resistance
ファージの浸潤を認めた（図 2-a）protein A（MxA）の発現を PFA 主体に認め（図 2-b）、皮膚筋炎に特徴的な所見であった。肘にて実施した皮膚病
理所見はやや過角化を伴い、真皮浅層血管周囲性に中等度の炎症細胞浸潤がみられ、皮膚筋炎に矛盾しない所見。後に、免疫沈降法にて抗 SAE 抗であった（図 2-c, d）
体が陽性と判明した（筑波大学医学医療系皮膚科にて施行）。なお、悪性腫瘍の併発は認めなかった。皮膚筋炎と診断し 2）、皮疹と筋力低下、関節症状に対して X 年 2
月より prednisolone（PSL）60 mg 投与を開始した。症状は改善を示したが、皮疹は残存しステロイド外用薬や抗ヒスタミン薬を併用した。PSL 10 mg まで減量したとこ
ろ皮疹の増悪、発熱、炎症反応亢進がみられた。そのため X 年 6 月、PSL 15 mg まで増量し、methotrexate（MTX）
を併用したが、効果不十分のため X 年 11 月に MTX は中止された。その後、PSL 10 mg 投与下で、倦怠感、皮疹が増悪し、筋 MRI で下腿筋群の炎症所見、爪郭顕微鏡
で巨大毛細血管拡張を認め、皮膚筋炎の再燃と判断し1）

今回、紅皮症で発症し、皮疹のコントロールに難渋し、
報告する。

症
例
58 歳、女性。アレルギー歴なし、生来健康、著患なし。X-1 年春頃、下肢近位筋の筋力低下を自覚、X-1 年
9 月、手背に掻痒を伴う紅斑が出現し全身に拡大したため、当院皮膚科を受診した。紅皮症の状態であり、対症的にビラスチンが処方された。その後、筋力低下、嚥下困難が出現し、皮膚筋炎の関連を疑われ X 年 1 月に当科を紹介受診した。
身長 156.5 cm、体重 67.4 kg、血圧 96/60 mmHg、心拍数 80/ 分 整、体温 37.4 ℃。胸腹部に特記事項なし、手指と下腿に浮腫が軽度あり、四肢の軽度関節痛を訴えていたが、有意な関節炎の所見は認めなかった。徒手筋力テスト（MMT）は手指骨格筋、手関節伸展、腸腰筋、ハムストリングで（4/4）だった。筋把握痛はな
く、感覚障害、小脳症状はともに認めなかった。皮膚では、顔面紅潮を伴うが、ヘリオトロープ疹なし（図1-a）。ショールサインあり、鱗屑を付し、腰背部は掻爬性皮膚炎様の紅斑を認めた。全身紅斑が癒合傾向で、紅皮症の状態であったが、肩甲骨付近には紅斑は認めな特異的抗体はいずれも陰性であった（表 1）。胸部 X 線、

富山大学附属病院

第一内科，A CASE OF ANTI-SAE ANTIBODY POSITIVE DERMATOMYOSITIS PRESENTING
WITH ERYTHRODERMA，TOSHIKI KIDO et al : Department of Internal Medicine, University of Toyama, Japan─ 29 ─

中部リウマチ （Chubu Rheum Assoc） 51（2）2022

a

b

c

d

図 1．初診時の皮膚所見

a）顔面紅斑を伴うがヘリオトロープ疹は認めない。b）ショールサイン、腰背部の掻爬性皮膚炎様の紅斑。紅皮症であるが、肩甲骨付近には紅斑は認めない。c）手指の紅斑を認めるがゴットロン徴候は認めない。d）右肘の大ゴットロン徴候。
表 1．初診時の採血所見

た。X ＋ 1 年 1 月 に tacrolimus（TAC）3 mg 追 加、high-dose intravenous immunoglobulin（IVIg）療法を実施した。
倦怠感などは改善し一時 PSL を漸減したが、掻痒を伴う皮疹が残存し、さらに胸部 CT 検査では両側肺背側にスリガラス陰影の新規出現（図 3）を認め、皮膚筋炎に伴う間質性肺炎と判断し、intravenous cyclophosphamide（IVCY）1000 mg（≒ 750 mg/m2）を実施した。その後、画像検査での間質性肺炎の進行はなく、皮疹も改善をみ
とめ、PSL 漸減が可能となった。（図 4）─ 30 ─

中部リウマチ （Chubu Rheum Assoc） 51（2）2022

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b

c

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図 2．病理組織像a）筋生検 HE 染色b）筋生検 MxA 染色c）皮膚生検 HE 染色 弱拡大d）強拡大筋炎と診断可能である。しかし本例では紅皮症が顕著であり、皮膚筋炎に典型的なヘリオトロープ疹やゴット
ロン徴候とは判断し難かった。一方筋病理所見では皮膚筋炎に特徴的な PFA を呈し、免疫染色では MxA が筋線維に染色された。PFA の皮膚筋炎の診断における感度は 47%、特異度は 98%、MxA 免疫染色においては感度

78 ％、特異度 98 ％だったと報告され、本症例のように特徴的な皮疹を呈さなくても、筋病理所見による鑑別も有用である事が報告されている 3, 4）。
抗 SAE 抗体は 2007 年に報告された筋炎特異的自己抗体であり 5）、small ubiquitin-like modiﬁer 1 （SUMO-1）

activating enzyme A, B を抗原とする。日本人の皮膚筋炎

図 3．胸部 CT 像

患者コホートにおいては 1.5% に抗 SAE 抗体が検出され

両側肺背側にスリガラス陰影、浸潤影を認める。

る 6）。SAE は蛋白合成酵素や転写因子などの特定蛋白の翻訳後修飾において重要な役割を果たしており、核内に考存在する。そのため抗核抗体は陽性となり染色型は斑紋

察

本例について、厚生労働省の皮膚筋炎 / 多発性筋炎の型が主体である 7）。本例では斑紋型の抗核抗体が高力価

ン徴候）、近位筋筋力低下、血清 CK の上昇、関節痛、CRP や ESR 上昇、筋生検での病理所見が合致し、皮膚

いては、皮膚症状が先行する例が多く、その臨床的特指定難病診断基準を参照すると皮膚症状（肘のゴットロ陽性であり、これは抗 SAE 抗体の存在を示唆するものと思われる。抗 SAE 抗体陽性皮膚筋炎の臨床所見につ─ 31 ─

中部リウマチ （Chubu Rheum Assoc） 51（2）2022

図 4．臨床経過徴として全身の紅斑（紅皮症含む）、嚥下障害、間質性筋炎に矛盾しない所見を認めた。国際的な筋炎の臨床

肺炎、悪性腫瘍の併発が報告されている。また CK は上研究グループである International Myositis Assessment &昇することが多いが、基準範囲内のこともある。

5, 6, 7, 8, 9）

本例は紅皮症で発症したが、紅皮症とは体表の 80% 以

上に紅斑と落屑を伴う状態であり、紅皮症の 0.6% に皮膚筋炎を認めるとの報告もある 12）。アジア系集団において、抗 SAE 抗体陽性皮膚筋炎の 50% にびまん性紅斑が認められ、欧州のコホート（7.3%）より高頻度である 8）。

本症例のように紅皮症を呈する症例においてはゴットロ
ン徴候やヘリオトロープ疹など皮膚筋炎特異的皮疹と判断されにくく、診断には注意が必要である。なお本例にClinical Studies group（IMACS）による推奨 14）では、筋炎の病勢評価については筋原性酵素の推移のみならず、
医 師、 患 者 VAS、HAQ-DI、MMT、 筋 外 病 変（ 皮 膚、
消化管、呼吸器、心臓）などの評価を組み合わせ、筋炎の病勢や再燃を総合的に判定する必要がある。また
MRI での STIR 像の変化 15）や爪郭顕微鏡の血管新生所見が筋炎の活動性と関連している 16）との報告がある。本例においても、皮膚掻痒が残存しており、MRI や爪郭
顕微鏡の所見をもとに病勢の評価を行った。

も認められたが、肩甲骨付近が紅斑に侵されない「天使の羽」兆候が抗 SAE 抗体陽性皮膚筋炎の特徴との報告も結ある 13）。

本邦のコホートにおいては、抗 SAE 抗体陽性皮膚筋炎患者の 71% に間質性肺炎が認められ、英国のコホート（18%）よりも多く見られた。間質性肺炎の程度は比較的軽症で治療反応性は良好といわれている 6）。しかし
一方、間質性肺炎に加え房室ブロックを呈する心筋障害

語

紅皮症で発症し、経過中に間質性肺炎を併発した抗

SAE 抗体陽性皮膚筋炎について報告した。抗 SAE 抗体
陽性皮膚筋炎では皮膚症状が強く時に紅皮症を呈する事があり、また嚥下障害、間質性肺炎、悪性腫瘍との関連が示唆されている。同抗体は商業的検査では検出されないので積極的な検索が必要である。

を伴い、急速に呼吸不全で死亡に至った例 10）や、ステ
ロイドパルスおよび IVCY を要した例 11）の報告もあり注意が必要である。本例では PSL、TAC 併用下での間質謝

辞

筋病理診断において国立精神・神経医療研究センター

性肺炎を発症したため、IVCY による治療導入を試み、疾病研究第一部

その後は増悪なく経過している。

医科歯科大学大学院医歯学総合研究科皮膚科学

本例において、PSL 漸減に伴い各症状が再燃した際、CK は基準範囲内であったものの、筋 MRI では活動性

緒子先生にご尽力いただきましたことを深謝申し上げます。

─ 32 ─

西野一三先生、抗体検査において東京
沖山奈

中部リウマチ （Chubu Rheum Assoc） 51（2）2022

なし

利益相反

参考文献

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─ 33 ─

中部リウマチ （Chubu Rheum Assoc） 51（2）2022

第 74 回日

東海膠原病研究会

時：2021 年 7 月 10 日（土）世話人：高橋

1．ステロイド反応性が良好であった劇症型抗リン脂質抗体症候群（CAPS）の 1 例
藤田医科大学医学部○鈴木雅司，西野梅田

リウマチ・膠原病内科

伸典

3．腎生検が有用であった抗核抗体陰性ループス腎炎の1例
岐阜大学医学部附属病院

譲，渡邊奈津子，長縄達明，

免疫・内分泌内科

○伊藤公大，水野正巳，鷹尾愛，平野大介，橋本貴子，深谷修作，賢，廣田卓男，

諏訪哲也，堀川幸男，矢部大介

安岡秀剛

岐阜大学医学部附属病院

症例 69 歳、女性。濾胞性リンパ腫疑いで当院血液内科に入院中。18q21/BCL2 転座陰性で濾胞過形成と診断。

賢，廣田卓男，

諏訪哲也，堀川幸男，矢部大介

溶血性貧血、血小板低下、抗リン脂質抗体（aPL）陽性、脳、腎、脾梗塞を認め、当科転科。発症期間不明、aPL

糖尿病代謝内科伊藤公大，水野正巳，鷹尾
岐阜大学医学部附属病院

病理診断科

宮﨑龍彦

陽性（1 回）であり、Asherson らの criteria は満たさなかっ【症例】19 歳女性【主訴】蛋白尿【現病歴】X-1 年 4 月の健治療を開始後、D-dimer の低下、血小板上昇を速やかにた。抗 SS-A 抗体陽性、低補体血症を指摘され、同年 10であった。CAPS は致死率が 30-50 ％と高く、しばしばを認め、抗核抗体 40 倍であった。腎生検実施となるも、とが、治療反応性良好の要因の 1 つと考える。

たし、ステロイドパルス療法および PSL 30 mg/ 日で加2．ベリムマブ（BELI）が著効した治療抵抗性 SLE 筋炎の院となった。腎生検でループス腎炎 class Ⅴを強く疑う

たが CAPS と診断。抗血栓療法 + ステロイド大量療法で認めた。脳梗塞巣の増加なく、腎、脾梗塞巣は縮小傾向

治療に難渋するが、本症例では aPL が低 titer であったこ

一例

岐阜大学医学部附属病院

免疫・内分泌内科／糖尿病代謝内科
岐阜大学大学院医学系研究科

糖尿病・内分泌代謝

内科学／膠原病・免疫内科学○安藤博徳，鷹尾賢，伊藤公大，加藤丈博，

水野正巳，廣田卓男，飯塚勝美，諏訪哲也，
堀川幸男，矢部大介【 症 例 】30 歳 女 性。X-7 年 に 多 発 関 節 痛 が 出 現 し、ACPA・RF 陰性も RA と診断され、MTX、TAC、ADA、ETN 使用も効果は不十分であった。X-6 年に間質性肺炎を認め薬剤性と考えられた。X-5 年より CPK の上昇を認め、X 年に近位筋の筋力低下により当科へ紹介入院となった。CPK 2659 IU/l、CH50 11.6 mg/dl、抗 dsDNA 抗体 97 IU/ml、筋生検では T 細胞浸潤と血管壁への C1q 沈着を認めた。当初は PM の合併と考え mPSL パルスと後療法、IVIg を施行するも効果は限定的であり、SLE 病 態 の 関 与 を 考 え X+1 年 に HCQ 導 入、X+2 年 に
BELI を導入したところ、CPK 正常化が得られた。
【考察】
SLE による筋炎は比較的稀である。本症例では RA 治療の修飾は考慮されるものの、筋炎が前景にたち SLE の診断に苦慮した。SLE 筋炎に BELI が有効である可能性が示唆され、当科における BELI の使用経験と併せて報告する。

康診断で尿蛋白を指摘され、同年 9 月に A 病院を受診し月に当科紹介となった。両側足関節痛、尿蛋白定性（2+）
退院後より発熱・腹痛を認めた。ネフローゼ症候群をき療された。尿蛋白陰性化、PSL 15 mg/ 日まで減量し退所見から SLE と診断され、加療開始となった。PSL 30
mg/ 日に増量、HCQ を併用されたが、尿蛋白量の増加と頬部紅斑が出現した。X 年 3 月に当科入院、ステロイ
ドパルス療法、PSL 50 mg/ 日、MMF を開始した。尿蛋【考
白陰性化、PSL 25 mg/ 日 +MMF 2 g/ 日で退院とした。
察】抗核抗体陰性 SLE の頻度は低いが、その診断は治療に大きく影響する。尿蛋白陽性例では積極的な腎生検の実施が診断に有用である。

4．大動脈の病理検査で川崎病を疑う所見が認められた
高安動脈炎の一例

岐阜大学医学部附属病院

総合内科○原瀬理佐子，浅野元尋，立山翔大，加藤あや香，
不破雅之，田口晧一郎，森一郎，池田貴英，

森田浩之【症例】26 歳、女性【主訴】健診での心雑音【病歴】健診で心雑音を指摘された。前医で大動脈弁閉鎖不全症と診断され、自己弁温存大動脈基部置換術を施行された。術前より高 CRP 血症があり、術中も癒着を認め、血管炎が疑われたため、当科紹介となった。上行大動脈の組織診で血管中膜に炎症が進展しており川崎病を疑う所見であったが、川崎病の既往なく、HLA-B52 陽性、画像所

見から高安動脈炎と診断した。
【考察】高安動脈炎の病
変の主座は中膜の外膜寄りにあり、中膜平滑筋細胞の壊─ 34 ─

中部リウマチ （Chubu Rheum Assoc） 51（2）2022

死や弾性線維の破壊、外膜の炎症性肥厚を特長とする。
病理所見は川崎病との鑑別を要するものであった。

7．多関節痛を主訴に受診した成人型低フォスファター
ゼ症の 1 例
名古屋大学医学部附属病院性多発動脈炎の一例
愛知医科大学

腎臓・リウマチ膠原病内科○杉田道久，浅井昭雅，杉山浩一，岩垣津志穂，
山口真，野畑宏信，鬼無鈴木望人，大橋禎史，服部恭典，小嶋俊久【症例】27 歳、女性。25 歳時に両手指、手関節の痛みが出現し、近医を受診。Seronegative RA の診断で MTX が開始された。転居のため当院へ紹介受診。血液検査で

洋，勝野敬之，

坂野章吾，伊藤恭彦【症例】22 歳女性【主訴】発熱、全身関節痛、右下腿痛【現病歴】X-1 年 10 月より全身痛が出現。同月末に近医 A で出産した直後より右膝関節以降の疼痛・痺れ・筋力低下や両手の握力低下。NSAIDs 定期内服下で発熱・右下肢痛・筋力低下が持続する為、X-1 年 11 月に近医 B を紹介受診。右下腿〜右足の腫脹、肝脾腫が認められた。
血管炎疑いで X-1 年 12 月に当科紹介初診。同月に入院

CRP、MMP3 の上昇は認めず、ALP の低値を認め、低フォ
スファターゼ症を疑い、DMARDs は中止。尿中ホスホエタノールアミンは正常で、レントゲンで骨形態の異常は認めなかったが、ALPL の遺伝子異常（c.979T ＞ C）を認め、成人型低フォスファターゼ症と診断した。
【考察】多関節痛や骨痛を訴える症例で、血液検査でALP 低値を認める場合は、低フォスファターゼ症を疑う必要がある。

精査で結節性多発動脈炎（PN）と診断、プレドニゾロン（PSL）40mg/day 内服開始し発熱・疼痛が改善。外来通院で PSL 漸減し経過観察するも症状残存。X 年 2 月にIVIg 施行。その後、自宅で意識消失し近医 A に救急搬送され、てんかん発作が疑われた。X 年 3 月に IVCY 施
行目的で入院。入院 6 日目に側頭部痛、入院 7 日目に両上肢の痺れ・ふらつき・複視が出現。頭部 MRI で両側大脳半球に血管性浮腫が新規に出現。更に、脳幹部や小脳半球にも拡大し、虚血性病変が疑われた。IVCY 継続で末梢神経や中枢神経病変は軽快している。
【考察】末
梢神経症状を契機に診断された PN が中枢神経病変まで進展した症例を経験した。

6．SLE 患者に対するステロイド性骨粗鬆症治療中に認めた両非定型大腿骨骨折の 1 例
名古屋大学医学部附属病院

整形外科○岸本賢治，高橋伸典，浅井秀司，寺部健哉，

5．末梢神経症状から始まり中枢神経病変を呈した結節

整形外科○鈴木望人，高橋伸典，浅井秀司，寺部健健哉，
大橋禎史，岸本賢治，服部恭典，小嶋俊久，今釜史郎【症例】50 歳女性。X-16 年、全身性エリテマトーデスと診断。ステロイドおよびビスホスホネート（BP）（SLE）
にて治療開始。その後 SLE に対してベリムマブ，タク

ロリムス，プレドニン使用し、ステロイド性骨粗鬆症に対して BP 使用継続。X-1 年、右大腿部に軽度疼痛あり。

X 年、両大腿部痛が出現し、X 線上にて両非定型大腿骨不全骨折あり。両大腿骨小転子以遠に外側皮質肥厚およ
びわずかな骨折線を認めるものの、両大腿痛あるため荷重制限できず、BP 休薬の上 3 か月経過観察とした。疼
痛が消失しないことから、骨接合術施行（手術時間 173
分 出血量 143ml）。術後早期から全荷重歩行開始し、術後 6 か月で骨癒合した。

─ 35 ─

中部リウマチ （Chubu Rheum Assoc） 51（2）2022

第 27 回日場

東海関節鏡研究会

時：2022 年 1 月 15 日（土） 13:00 〜 18:45
所：名古屋コンベンションホール 3F

当番幹事：北尾淳

1．骨端線閉鎖前の距骨骨軟骨損傷に対する逆行性ドリ
リングの効果三重大学医学部

3．若年者の膝蓋骨下極裂離骨折に対し、Suture bridge法を用いて骨接合術を行った 1 例
トヨタ記念病院

スポーツ整形外科

18 歳女性。走り幅跳びの練習で左足を踏みきった際に、整形外科

左膝に痛みが出現した。左膝蓋骨下極骨折を認め、当院

西村明展，千賀佳幸，湏藤啓広鈴鹿回生病院

紹介受診となった。受診時、左膝伸展障害を認め、MRI

整形外科

中空繁登，福田亜紀，加藤

整形外科

○武内優子

○西村明展，湏藤啓広
三重大学医学部

メインホール A+B

で膝蓋骨下極裂離骨折と診断した。転位も大きく、スポー

公

骨端線が残存する距骨骨軟骨損傷（OCL）の症例では軟ツ復帰へ向けた確実な膝伸展機構を再建するため、骨接骨の状態が比較的保たれていること、骨端線が残存する合術の方針とした。

が故に内果骨切りなどができないことなどから逆行性

骨片は小さく、標準的な TBW 法や screw 固定法での固ドリリング（RD）が適応となることが多い。今回、その成績を報告する。症例は 2010 〜 2020 年に骨端線閉鎖前

定は困難と考え、Suture bridge 法での固定を選択した。

術中に骨折部は安定しており、術翌日から可動域訓練をの OCL に対し、RD を行った 12 例 14 足（平均年齢 12.7開始した。術後 3 週から部分荷重を許可し、術後 5 週で的 に 骨 癒 合 が 得 ら れ た の は 14 足 中 7 足（50 ％）で あ っ

月で骨癒合を確認し、4 ヶ月時点で合併症なく経過して歳、男性 5 例女性 7 例）で全例内側病変であった。最終たが、骨癒合の有無に関わらず、術前に比べ、術後のJSSF ankle/hindfoot scale は改善していた。また、術後
CT で病変に改善が認められた群（改善群）と認められなかった群（非改善群）で、年齢、性別、待機期間、骨硬化、骨吸収、病変表面積、病変体積、病変深さを比較したが、いずれも有意な差は認められなかった。以上から骨端線
閉鎖前の OCL では必ずしも骨癒合する訳ではなく、病変改善の予測因子を同定できなかったが、症状改善には有効であった。

全荷重とした。2 ヶ月で可動域は健側と同等となり、3 ヶいる。

骨接合術では、膝蓋腱の強力な牽引力に抗する強固な固定が必要となるが、遠位骨片が小さく、固定方法の選択に難渋する場合も多い。本症例では、膝蓋腱への侵襲を小さくし、早期の可動域訓練を可能とする強固な固定を行い、良好な経過を得た。

4．60 歳以下の腱板大広範囲断裂に対する腱板修復術の治療成績

愛知医科大学○梶田幸宏

2．Dancer s tendonitis に対する鏡視下長母趾屈筋腱修

一宮西病院

復術の治療成績

吉田整形外科あいちスポーツクリニック
○高松

整形外科
整形外科

梶田幸宏，高橋亮介

晃

伊藤整形外科

ダンス中の繰り返しの足関節底背屈運動による長母趾屈

伊藤隆安筋腱（Flexor Hallucis Longus ; FHL）のオーバーユース障

広島大学

屈筋腱修復術を適応した。バレエダンサーの足関節後方あさひ病院

害と定義される Dancerʼs tendonitis に対し鏡視下長母趾
インピンジメント症候群（PAIS）の 80％に FHL 障害を合

整形外科

原田洋平
岩堀裕介

併する、という報告もあり、ダンサーの後足部障害では【はじめに】腱板大広範囲断裂に対する治療成績を年齢

PAIS だけでなく FHL 障害の併発を常に想定すべきである。手術では、三角骨や軟部組織のインピンジメントだ
けでなく、FHL の滑走性や損傷形態につき詳細な評価が必要である。本症例では損傷が重度の変性縦断裂に対し、神経血管損傷リスクに留意しながら縫合処置を行い良好な成績を得た。

別で比較検討すること。
【対象と方法】対象は腱板大広範囲断裂に対し一次修復が可能で、2 年以上経過観察が可能であった症例とした。

60 歳以下を Y 群、70 歳以上を O 群として、検討項目は
患者背景・断裂幅・Goutallierʼs 分類・手術方法・再断裂率・JOA スコアとし比較検討した。

─ 36 ─

中部リウマチ （Chubu Rheum Assoc） 51（2）2022【結果】Y 群は 26 例、
平均年齢 51.9 歳、
男性 23 例・女性 3 例、O 群は 26 例、平均年齢 75.9 歳、男性 12 例・
断裂幅 44.3mm、女性 10 例、断裂幅 44.5mm、Y 群は有意に年齢が低く、男性が多かった。Goutallierʼs 分類では Y 群の棘上筋腱

曲が術前 108.2°から術後 132.4°に、伸展が術前 -25.2°から術後 13.4°に有意に改善した。日本整形外科学会・日本肘関節学会スポーツスコアは術前 57.4 ± 8.3 から 91.9

± 5.4 に有意に改善した。肘 OA 特有の注意点として、において有意に Grade0 が多かった。手術方法について

拘縮による関節腔狭小化、周囲の神経血管損傷があり視で 40.9％であり、Y 群で有意に低かった。JOA スコアは、では遅発性尺骨神経障害の 1 例経験した。術前屈曲拘縮な差はなかった。

スクがあり注意を要する。

両群間に差はなかった。再断裂率は Y 群で 15.4％、O 群

野確保の工夫、解剖の熟知が必要である。また、本研究

両群とも術後半年で有意な改善を認めたが両群間に有意が強い例では、術後経過中に尺骨神経障害を併発するリ【考察】60 歳以下では 70 歳以上の腱板大広範囲断裂と比較して断裂腱板の変性が少なく、腱板修復術後の再断裂
率が低かった。

7．鏡視下バンカート修復術後に前骨間神経麻痺を生じ
た3例
あさひ病院

5．一次修復不能な腱板断裂に対する上腕二頭筋長頭腱固定術の治療成績
山内ホスピタル

これまで当院及び関連施設で鏡視下バンカート修復術（ABR）後に前骨間神経（AIN）麻痺を生じた経験は皆無

整形外科であった。2020 年 12 月以降の ABR 後に AIN 麻痺を生じ

○川島健志
岐阜大学

○山本隆一郎た 3 例を経験したので報告する。ABR は、側臥位で患側

整形外科

寺林伸夫，浅野博美，秋山治彦【はじめに】近年、上腕二頭筋長頭腱（LHB）を上方関節包の補強として利用した術式の報告が散見され、当科でも LHB 移行固定術（LHB transposition, 以下 LHBT）を施行している。

【目的】一次修復困難な腱板断裂に対する LHBT の短期臨床成績を検討することである。

【対象】2018 年 5 月から 2020 年 12 月まで LHBT を施行し、1 年以上経過観察可能であった 22 例（男性 14 例、女性 8 例）を対象とした。
【結果】前方挙上角度、結滞、ASES スコア、UCLA スコ
アは術後有意に改善した。肩峰骨頭間距離も術後有意に改善した。修復腱板の再断裂は 6 例（27.3%）であった。
LHB graft failure は 7 例認め、そのうち 6 例に修復腱板の再断裂を認めた。
【考察】LHBT の短期臨床成績は概ね良好であった。LHB
損傷の程度が術後成績に関与しており、25% 以上の損傷例は graft failure のリスクが高く、適応は慎重に考慮すべきである。本術式は LHB の損傷が高度でなければ一次修復不能な腱板断裂に対する治療オプションの一つとして考慮してよいと考えられた。

上肢を牽引して施行した。術後は軽度外転位で 4 週装具固定した。術翌日から肘関節・手指の自動運動を行った。

3 例とも 40 歳代の男性で手術側に AIN 麻痺を発生した。
3 例とも手術翌日には AIN 麻痺の症状はなかった。発症までの期間は術後 2 週間、3 日、4 週とまちまちであり、麻痺を生じた筋肉も全例異なっていた。1 例は ABR 後 4
か月で AIN の神経束間剥離術を施行し回復、1 例は術後6 か月から自然に回復、1 例は発症後 3 か月で経過観察中である。これまで ABR 後の AIN 麻痺の報告は確認できなかった。ABR 後の AIN 麻痺は、原因は不明で、稀な術後神経障害であるが、その発生に注意が必要である。

8．関節鏡下 Bankart-Bristow 法後の拘縮に対し関節鏡下授動術を行った一例
名鉄病院

関節鏡・スポーツ整形外科センター

○土屋篤志
名鉄病院

整形外科

長谷川一行，大久保徳雄，焼田有希恵，山口 淳
症例は 34 歳女性。20 代後半から亜脱臼感あり。着替えた際に脱臼し、総合病院で整復。近医を経て 10 日後に当院に紹介。当初は手術希望されず。3 か月後再脱臼し再度紹介、手術希望された。関節窩骨欠損は前後径の6．変形性肘関節症に対する鏡視下肘関節形成術の治療
成績

Bankart-Bristow（ASBB）法施行。術後 3 か月で烏口突起

吉田整形外科あいちスポーツクリニック○高松

18%、Hill-Sachs lesion 幅は 18.5㎜で On track lesion だった が Subcritical bone loss だ っ た。6 か 月 後 に 関 節 鏡 下晃

変形性肘関節症（以下、肘 OA）に対する鏡視下関節形成術は、投球スポーツ歴や、重量物取扱いなどに起因す
る骨増殖型の 1 次性 OA や、主に離断性骨軟骨炎由来の2 次性 OA が、至適適応である。肘 OA に対する鏡視下関節形成術 14 例の治療成績を調査した。可動域は、屈は骨癒合したが、屈曲 120 度、外旋 -20 度、結帯内旋 L1であった。術後 4 か月でも可動域は変わらず、関節鏡下

関節授動術を施行。肩甲上腕関節内は全体に発赤があり、狭小化し、肩甲下筋腱は瘢痕組織に覆われていた。腱板
疎部の瘢痕を切除、肩甲下筋腱と三角筋・関節窩との癒着を剥離、全周性関節包切開し可動域は改善。ASBB─ 37 ─

中部リウマチ （Chubu Rheum Assoc） 51（2）2022

法後 1 年で屈曲 170 度、外旋 20 度、結帯内旋 T8 レベル、手技が有用であると考えられた。

ASBB 法では Sling eﬀect による安定化が 50 〜 77 ％と報告されており、全周性関節包切開を行っても安定性が保たれたと考えた。

11．膝窩筋腱再建を併用した PCL 再建の術後成績

日本肩関節学会肩関節不安定症評価法は 91 点となった。

大垣徳洲会病院整形外科○宗宮一貴，小川寛恭，中村寛，仙石昌也，

下川哲哉，大西量一郎

9．電撃傷による肩関節脱臼骨折の一例
碧南市民病院

整形外科○矢野心平，清水昭吾，根本致平，松原浩之
名古屋大学

整形外科

大羽宏樹，平岩秀樹，石塚真哉
症例は 47 歳男性。床・壁が全て鉄製の小部屋内で両手を壁についており、同僚の溶接機より部屋全体に通電し感電受傷。救急外来を受診し左肩の前方脱臼と大結節骨折を認め整復した。
追加精査では左肩前後方関節唇損傷、腱板断裂、対側右肩の腱板断裂も認め手術方針となった。
左肩関節鏡視では上方関節唇損傷も認め、鏡視下に全周性関節唇縫合、開創し大結節骨接合、および腱板縫合を実施した。後療法は一般的な関節唇縫合、腱板縫合術後と同様のプログラムで実施し、術後の短期成績は良好であった。文献検索上、症例の少なさから、電撃症に限った肩関節損傷に関する集学的研究は見出されない。症例報告数の上では後方・両側性の脱臼が多く、前方脱臼の本症例は比較的稀と言える。電撃傷性肩関節損傷には熱PCL 損傷 grade Ⅲに対する膝窩筋腱再建を併用した PCL
再建の術式と術後成績を報告する。対象は 2020 年 4 月〜 2021 年 7 月に PCL 損傷 grade Ⅲに対し、膝窩筋腱再建
を併用し PCL 再建を施行した 6 例 6 膝、平均年齢は 24.8
歳であった。術後可動域、KOOS、術後 PTT（Posterior
tibial translation）、 術 後 合 併 症 を 評 価 し た。 術 後 の 平
均 ROM は 138 度 と 全 例 で full range を 獲 得 し た。 術 後KOOS は全項目で概ね良好な成績であった。術後単純レントゲン、後方ストレス撮影での平均 PTT は 2.1mm、5mm 以上の症例は認めず、後方不安定性の改善を認めた。術後合併症は創部治癒遅延が 1 例認めたが、その他合併症は認めなかった。生体力学的研究では膝窩筋腱の後方不安定性への関与が示されている。PCL 単独損傷
では強い後方不安定性は起こらず、PCL 損傷 grade Ⅲでは膝窩筋腱機能不全が合併していると考えている。PCL
損傷 grade Ⅲに対する膝窩筋腱再建は術後短期における後方不安定性の改善を示した。今後も長期的な経過観察が必要である。

傷による骨軟部組織脆弱性を伴い、受傷後早期の組織整復が必要とされる。本症例でも早期の観血的整復を実施
し、良好な短期予後を得た。

12．骨端線閉鎖前の膝蓋骨脱臼に対して SwiveLock®

と人工靱帯を用いて内側膝蓋大腿靱帯再建術を行なった 3 例朝日大学病院

10．Glenoid avulsion of the glenohumeral ligament（GAGL）lesion に対して関節鏡下修復術を行った 1 例
トヨタ記念病院整形外科○吉田和樹，塚原隆司，河合亮輔，日下義章，

整形外科

今泉佳宣，星野雄志，前田昌俊，池田亮介，○上見亮太

岡田貴史，大友克之【背景】肩関節脱臼後、前下方関節上腕靭帯が関節唇【はじめに】骨端性閉鎖前の膝蓋骨脱臼は様々な脱臼素を 損 傷 せ ず に 断 裂 し た 病 態 を Glenoid avulsion of the

因が関与し、また骨端線損傷のリスクや再発の多さなど

glenohumeral ligament（GAGL）損 傷 と い う。 今 回、
GAGL 損傷の 1 例を経験したため報告する。
【症例】18 歳の男性。就寝中に 5 回目の肩関節脱臼をおこし当院に搬送、整復処置を受けた。
CT では関節窩や上腕骨に明らかな骨折を認めなかった。
後日、肩関節前方不安定症に対して関節鏡下手術を行った。関節唇は剥離、損傷しておらず、関節唇のすぐ内側で関節上腕靭帯が断裂していた。関節窩にアンカーを打ち、マットレス縫合で関節包と関節唇を縫合し、腱板疎部縫合を実施した。術後 2 年時、再脱臼は無く、可動域
制限、前方不安定性も無かった。
【考察】GAGL 損傷の発生頻度は 3% 未満とする報告はあるが、発生機序の詳細は不明である。手術の際、関節唇を関節窩に縫着することができないため、より確実な修復をするためにはマットレス縫合や腱板疎部縫合などの治療法の選択が難しいと言われている。SwiveLock® と人工靱帯を用いて内側膝蓋大腿靱帯（MPFL）再建術を 3例に行い、良好な短期成績であったので報告する。

【症例】11 歳女性。9 歳で左、10 歳で右膝蓋骨脱臼を自覚した後、両側とも頻回に膝崩れを起こしていた。可動域制限は認めず、apprehension は両側とも強陽性だった。単純レントゲンで両側とも滑車の形成不全を認め、膝蓋骨はいずれの屈曲角度でも脱臼を認めた。両側にSwiveLock® と人工靱帯を用いた MPFL 再建を行い、術後 2 年 8 ヶ月時点でレントゲン上亜脱臼傾向を認めるものの、再脱臼は認めない。
【考察】MPFL 再建は膝蓋骨脱臼に対する主流の術式であるが、自家腱を犠牲にするなどの問題がある。本術式は簡便かつ自家組織を温存できる低侵襲な術式で、将来追加手術を妨げない術式であり、治療の選択肢となり得る

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中部リウマチ （Chubu Rheum Assoc） 51（2）2022と考える。

15．内側半月板実質部欠損を伴った ramp lesion に対する修復術の検討

重工記念病院

13．滑膜軟骨腫症に対して膝関節鏡視下手術を施行した1例
豊橋医療センター

整形外科

高橋成夫
【 目 的 】内 側 半 月 板（MM）実 質 部 欠 損 を 伴 っ た ramp

○竹内聡志，藤田和彦，奥村太朗，堀江卓生，
稲本捷悟，柴田康宏
滑膜軟骨腫症に対して膝関節鏡視下手術を施行した 1 例を経験したので報告する。症例は 32 歳女性、右膝関節痛、

可 動 域 制 限 を 主 訴 に 来 院 し た。X 線、 単 純 CT、 単 純

MRI T2* 強調像において、関節液貯留以外の特記すべき所見を認めなかったが、MRI T1 強調像においてのみ関節内に多数の遊離体を認めた。関節内遊離体による症状と考え、関節鏡視下手術を施行した。関節内には白色調で米粒大の軟骨様病変が集簇した遊離体を多数認め、可能な限り摘出した。また、滑膜組織にも同様の病変を認めたため可及的に切除した。術後病理結果は滑膜軟骨腫であった。術後 3 か月時点で可動域制限を認めず、MRIにて遊離体も認めなかった。本症例のように発症早期の幼弱な滑膜軟骨腫は T2 強調像のみでは診断が困難な可能性があり、滑膜軟骨腫が疑わしい症例では T1 強調像を含めた詳細な画像評価が必要であると考えられた。

14．自家培養軟骨移植術後早期に有茎性の関節内腫瘤を形成した 1 例
藤枝市立総合病院

整形外科・関節鏡センター○宮本健太郎，黒河内和俊，川村佑介，井戸田大，lesion に対する修復術について検討する。【方法】2019
年 11 月 か ら 2 年 間 に ACL 再 建 術 を 施 行 し た 350 例 中、
suture anchor を用いて ramp lesion を修復した 8 例を対象とした。アルスロメーター患健差、膝崩れ回数、MM 断裂形態、アンカーの種類、再鏡視での癒合状態について
検討した。
【結果】
アルスロメーター患健差は平均 8.5mm、
膝崩れ回数は 6 例で 2 回以上、MM 断裂形態は後節の欠損が6例であった。ファイバータックまたはジャガーノッ
トを 2-4 本用い、再鏡視可能例の癒合状態は良好であった。
【考察】MM 実質部欠損を伴う場合には ramp lesionの解剖学的修復は不可能であり、放置した場合は ACL
再建後の不安定性を残す可能性がある。術前、高度前方不安定性を認め、複数回の膝崩れを経験した例が多かった。menisco-capsular junction を脛骨後縁へ suture anchorを用いて縫合し、抜釘例の癒合状態は良好であった。

16．特発性脛骨内顆骨壊死に対して逆行性自家骨軟骨柱移植術および高位脛骨骨切り術を行った 2 例
地方独立行政法人

整形外科

三重県立総合医療センター

整形外科○土井秀斗，南波光洋，鈴木重哉，鈴木希央，○柿本拓也，北尾清水朋彦，中村光志，竹内祐貴，栗原亨高，淳，奥山典孝，服部徹也，

服部佳生，伊達大雄

阿部雅志

三重大学大学院医学系研究科【はじめに】自家培養軟骨移植術（以下ジャック ®）は広範
な関節軟骨欠損症に対する有用な治療法である。今回
ジャック ® 施行後早期に有茎性の関節内腫瘤を形成した

1 例を経験したので報告する。
【症例】49 歳女性。近医から関節水腫を繰り返す左膝関節痛の精査加療目的に当科に紹介された。左大腿骨内顆に 15mm × 30mm の軟骨損傷を認めジャック ® を施行した。術後 3 か月の MRI で膝蓋上嚢外側に 2cm 大の腫瘤を認め切除目的に関節鏡を施行した。移植部軟骨の異常を認めないが、膝蓋上嚢外側壁と連続した軟性の有茎性軟部腫瘤を認め、表面にナイロン糸が付着していた。摘出し病理で ﬁbrinous loose body の診断となった。その後は再発なく疼痛改善し経過良好であった。
【考察】ジャック ® における有害事象として関節内腫瘤形
成の報告はない。本症例では術後炎症による形成、採取時に脱落した軟骨下骨の腫瘤化、遊離したコラーゲン膜
もしくは移植軟骨の腫瘤化の可能性が考えられた。

運動器外科学

伊達大雄，湏藤啓広【背景】特発性脛骨内顆骨壊死（SONTP）は膝骨壊死全体の 2 ％と比較的稀な疾患である。今回我々は、SONTP

に対して逆行性自家骨軟骨柱移植術（OAT）および内側

開大式高位脛骨骨切り術（HTO）を行った 2 例を経験したため報告する。

【臨床経過】症例 1：64 歳男性、左膝痛。MRI で Lotke 分類 Type D の SONTP を認め、%MA 16% の内反膝を伴い、骨壊死部に対する逆行性 OAT に HTO を併用した。術後20 か月で抜釘を行い再鏡視で ICRS-CRA 11 点、術後 6
年で JOA score 75 から 100、Lysholm Knee Score 61 から95 点へと改善した。症例 2：60 歳女性、SONTP。内反は %MA 40% と軽度であったが、肥満、内側コンパート
メントの広範な骨髄浮腫、MM 機能不全を伴っていた。
逆行性 OAT に HTO を併用し、経過良好であった。
【考察】HTO の近位スクリューが逆行性 OAT のプラグと干渉しないような低い位置に挿入できるプレートを選択することで、両術式が併施可能で関節が温存できる良い手法と考えられた。

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