日呼吸誌●症6（6），2017417

例

可逆性脳梁膨大部病変を伴った血清群 2

肺炎の 1 例

西田隆

石黒卓

太田池恵

鍵山奈保

河手絵理子
高柳昇

要旨：症例は 55 歳男性．発熱，下痢，歩行障害が出現．当院へ入院する 1 日前に左肺炎と診断され前医で抗菌薬が開始された．翌日意識障害が出現し当院に入院した．低 Na血症，高 CK血症，肝機能障害，神経症状を認め，レジオネラ肺炎を疑った．頭部 MRI で脳梁膨大部に拡散強調画像での高信号域を認め，肺炎の軽快に伴い中枢神経症状および MRI所見は正常化した．のちに気管支肺胞洗浄液から Legionella pneumophila血清群 2 が培養され，レジオネラ肺炎に合併した可逆性脳梁膨大部病変と診断した．
キーワード：レジオネラ肺炎，レジオネラ・ニューモフィラ血清群 2，可逆性脳梁膨大部病変，可逆性脳梁膨大部病変を伴う軽症脳炎/脳症
Legionella pneumonia, Legionella pneumophila serogroup 2, Reversible splenial lesion,
Clinically mild encephalitis/encephalopathy with a reversible splenial lesion（MERS）

緒言

症例：55 歳，男性．

脳梁膨大部に可逆性の病変を認める原因疾患は多岐に

主訴：発熱，下痢，ふらつき．

わたり，Reversible splenial lesion syndrome と呼ばれて既往歴：高血圧．

いる1）．このなかの一つの疾患群として脳梁膨大部に可逆

生活歴：職業はトラック運転手．喫煙歴は 50 本/日×性病変を有する軽症脳炎/脳症（clinically mild encepha-35 年（current smoker）．飲酒は焼酎水割りを 5 L/日．

litis/encephalopathy with a reversible splenial lesion：

家族歴：特記事項なし．

MERS）があり，診断基準も作成されている ．診断は，現病歴：X 年 5 月下旬にマスク・手袋なしで用水路を①発熱後 1 週間以内に出現する精神・神経症状が 10 日以掃除した．その 5 日後（前医入院の 4 日前）より 39℃の内に後遺症なく改善する臨床像と，②急性期に確認され発熱，下痢が出現した．前医入院の 2 日前よりふらつきる脳梁膨大部の拡散強調画像での高信号が 1 週間以内にが出現し転倒するようになった．前医を受診，胸部単純消失し，信号異常や萎縮を残さない，という画像所見のX 線写真で左肺炎の診断で入院し，アンピシリン・スル2 つで確定される．MERS は肺炎を含むさまざまな病態（投与量バクタム（ampicillin/sulbactam：ABPC/SBT）に付随して発症し ，レジオネラはその病因微生物の一不明）が開始された．翌日には意識障害が出現し，肺炎つである．レジオネラ肺炎（の重症化が懸念されたため当院に転院した．

2）

3）

pneumonia）はさまざまな肺外合併症を伴うことが知られており，当院入院時現症：身長 173 cm，体重 73 kg，体温 38.7℃，血の 65 例の検討では，精神・神経症状は 41.5％に認めた ．

圧 130/88 mmHg，脈拍 110/min，呼吸回数 32/min，経皮このようにレジオネラ肺炎には精神・神経症状は頻度高的動脈血酸素飽和度（SpO2）94％（O2 マスク 5 L/min），く合併するが，当院の現在までに診療したレジオネラ肺心音純・整，左肺野呼吸音減弱．腹部に異常所見なく，炎 89 例で MERSと確定された症例は初めてであり，文献下腿浮腫はなかった．

4）的考察を含めて報告する．

神経学的所見：傾眠傾向，呼びかけでかろうじて開眼する．Japan coma scale（JCS）Ⅱ-20．構音障害あり．辻連絡先：西田 隆〒 360‒0197 埼玉県熊谷市板井 1696
埼玉県立循環器・呼吸器病センター呼吸器内科（E-mail: nishida.takashi@pref.saitama.lg.jp）（Received 07 Jul 2017/Accepted 23 Aug 2017）

褄の合わない会話，頻回に酸素マスクを外すなどの行為がみられた．髄膜刺激症状なし．両側縮瞳を認めた．眼球運動制限なし，眼振なし，顔面左右対称．運動系は明らかな麻痺はみられなかったが四肢の左右対称な筋力低下がみられた．体位変換に介助を要し坐位は保持できな

418

日呼吸誌

6（6），2017

ネス染色で細胞内に染色される桿菌を認めた．アジスロマイシン（azithromycin：AZM）500 mg/日＋シプロフロキサシン（ciproﬂoxacin：CPFX）600 mg/日＋メロペネム（meropenem：MEPM）2 g/日の点滴治療を開始した．
第 4 病日には解熱，以後酸素化および胸部 X 線写真での肺炎像は徐々に改善するとともに，意識状態も改善し第 9 病日には意識清明となった．第 15 病日の頭部 MRIで脳梁膨大部の異常所見は消失，肺炎および神経症状は完全に改善し第 16 病日に退院した．
図 1 入院時の胸部単純 CT．左上葉および S に気管支透亮像を伴う濃厚な浸潤影を認め，大葉性肺炎の所見を呈している．
6

なお，入院当日の気管支肺胞洗浄液（bronchoalveolarlavage ﬂuid：BALF）より属が培養され，後血清群 2日埼玉県衛生研究所でと同定された．抗レジオネラ抗体は，入院時 64 倍未満から第 14 病日には 128 倍へ上昇した．

考察

レジオネラ肺炎は発症早期から 38〜53％の割合で何らかの精神・神経学的異常（傾眠，昏睡，幻覚，頭痛，痙攣，失調など）を合併する4）〜 6）．本例では肺炎の診断を受ける 2 日前より歩行障害がみられ，診断時には意識障害や構音障害を認めた．これらの神経学的異常所見の原因を検索する目的で行った頭部 MRIでは，脳梁膨大部に
図 2 頭部 MRI．脳梁膨大部に拡散強調画像高信号域を認める．

拡散強調画像高信号域を認めた．レジオネラ肺炎は高率に精神・神経合併症を伴うにもかかわらず，MRI などの画像所見で異常を証明できることは少ない．1995 年から2016 年までに当院で診断したレジオネラ肺炎の 89 例において，30 例（33.7％）に何らかの精神・神経合併症がみかった．腱反射は正常であった．感覚系は知覚の明らかられた．このうち 9 例で MRI が施行され，器質的な異常な低下はなく，協調運動は十分な従命が入らず評価でき所見を認めたのは本症例 1 例のみであった．このことかなかった．

ら脳梁膨大部病変は，レジオネラ肺炎における多彩な精入院時検査所見：動脈血ガス分析（O2 5 L/min吸入下）

神・神経合併症のなかでも稀な病態と考えられる．

で PaO2 60.7 Torrであった．白血球 8,100/mm ，C反応性MERS は小児の発症が多く，成人例は少ない 3）．肺炎蛋 白（CRP）32.1 mg/dL， 肝 酵 素 上 昇（AST305 U/L，に随伴した成人 MERSはわれわれが検索した範囲で過去

ALT205 U/L）
，CK2,741U/L，Na129 mmol/L，P 1.9 mg/dLに 18 例報告されているが，内訳はレジオネラ肺炎が 14であった．喀痰検査では有意な所見は得られず，尿中レ例，マイコプラズマ肺炎が 1 例 7），インフルエンザウイル

ジオネラ抗原は陰性であった．

ス肺炎が 1 例 8），クレブシエラ肺炎が 1 例 9），インフルエ

3

胸部 X 線写真では左上中肺野に広範囲な浸潤影を認め

ン ザ 桿 菌 肺 炎 が 1 例 10） で あ り， 成 人 MERS 例 の 実 に77.8％はレジオネラ菌が起炎菌であった．

た．
胸部単純 CT（図 1）では左上葉および S に気管支透亮
6像を伴う濃厚な浸潤影を認めた．

レジオネラ肺炎に MERSを合併した成人症例をまとめた（表 1）．年齢は平均 44.7 歳（36〜60 歳）で，全例男性

頭部単純 CTでは明らかな異常所見は認めなかったが，であった．呼吸器系の基礎疾患を有する症例はみられ

頭部 MRI（図 2）では拡散強調画像で脳梁膨大部に左右ず，全例市中感染であった．血清群 1 が 11 例，血清群 2対称な高信号域を認めた．MR angiography では明らか

が 2 例，不明 2 例であった．全例初診時より何らかの精な異常所見は認めなかった．

神・神経症状を認めた．血液検査では，数値が記載され臨床経過：尿中レジオネラ抗原は陰性であったが，画ている範囲で，CRP/CK/LDH/AST/ALT は全例高値，像所見，血液検査所見，神経学的所見からレジオネラ肺Naは全例 135 mmol/L未満であった．髄液検査は 12 例で炎を強く疑い気管支肺胞洗浄を施行，色調は褐色でヒメ行われ，10 例は正常所見，細胞数のみ軽度上昇が 1 例，

可逆性脳梁膨大部病変を伴ったレジオネラ肺炎

著者

文献

表1

MERS 合併レジオネラ肺炎の報告例

年齢

性別

血清群

J Neurol Neurosurg Psychiatry
Morgan中年2004; 75: 651‒4.
59
Imai 13） Intern Med 2008; 47: 1263‒6.
笠井
日呼吸会誌 2009；47：717‒22． 47
日比野日呼吸会誌 2011；49：651‒7．
60
Kilic
Ideggyogy Sz 2013; 66: 63‒6.
41
大山
神経治療 2013；30：180‒84．
47
大山
神経治療 2013；30：180‒84．
40
BMJ Case Rep 2012;
Kunimasa
37bcr.11.2011.5096.

男性

1

男性
男性
男性
男性
男性
男性

1
不明
1
1
不明
1

男性

1

Sauchelli

J Neurol 2012; 259: 2243‒5.

36

男性

1Robbins常見 11）
常見 11）Tomizawa
渋江
本症例

BMC Infect Dis 2012; 12: 225.
臨放 2014；59：202‒9．
臨放 2014；59：202‒9．
Intern Med 2015; 54: 3079‒82.
感染症誌 2016；90：670‒3．

4353
53495155

男性
男性
男性
男性男性
男性

11
12
12

419

主な神経症状抗菌薬

転帰

構音障害，失語，振戦

CTRX＋AZM→CPFX

回復

記憶障害，失見当識，振戦
構音障害，失見当識，消去現象
歩行障害，頭痛
意識障害
意識障害
認知機能障害，複視

CPFX＋AZM
PZFX
CPFX
unknown
PZFX＋MINOPZFX＋CTRX

回復
回復
回復
回復
回復
回復

構音障害，項部硬直

LVFX

回復

LVFX＋AZM

回復

AZM＋CTRX
CPFX，AZM，RFP→LVFX
LVFX＋AZM＋RFP
ABPC/SBT→PZFXCTRX＋VCM→LVFXAZM＋CPFX＋MEPM

回復
回復
回復
回復
回復
回復

意識障害，構音障害，失調，眼振，振戦意識障害，構音障害
構音障害，歩行障害，失見当識
失見当識
歩行障害，振戦意識障害，歩行障害，構音障害
失見当識，歩行障害

CTRX：ceftriaxone，AZM：azithromycin，CPFX：ciprofloxacin，PZFX：pazufloxacin，MINO：minocycline，RFP：rifampicin，
LVFX：levoﬂoxacin，ABPC/SBT：ampicillin/sulbactam，VCM：vancomycin，MEPM：meropenem．

髄液蛋白のみ軽度上昇が 1 例であり，全例で髄液培養陰にレジオネラ肺炎を疑ったため気管支肺胞洗浄を実施し，性であった．抗菌薬は記載のある 13 例中 12 例でニューヒメネス染色で細胞内に染色される桿菌を確認できた．

キノロン系が使用され，その他は azithromycin 7 例，ミ後日この検体よりノサイクリン（minocycline：MINO）1 例，β - ラクタム断が確定した．

系が 5 例で使用された．ステロイドは 4 例，ガンマグロブ

血清群 2 が培養され診MERS を合併したレジオネラ肺炎の 1 例を報告した．

リン静注療法は 2 例で施行された．肺炎および精神・神レジオネラ肺炎で精神・神経症状合併例における MERS

経所見は全例改善し，脳梁膨大部の MRI所見も全例が正合併の有無による精神・神経症状の違いや，病態の違い常化した．一方で慢性期にも失語が残存した原因菌不明など未解明な部分も多く，症例の集積が望まれる．の肺炎に合併した MERS 例の報告もある ．
10）

脳梁膨大部病変が生ずる機序として，Tadaらは軸索表面を覆うミエリン鞘の分離によって生じる軸索内浮腫や著者の COI（conﬂicts of interest）開示：本論文発表内容に関して特に申告なし．

炎症細胞浸潤の可能性を挙げているが ，予後良好であ3）引用文献

ることからこれまで剖検で病理学的に証明された症例はなく，コンセンサスは得られていない．炎症による血行動態の変化に伴う虚血性の細胞障害性浮腫の可能性や 11），低 Na血症が病態と関連しているという報告もある12）．脳梁病変のみでは説明できない多彩な神経症状が報告されているが，MRI で異常がみられなかった部位の血流低下を SPECT や脳血流シンチグラフィで認めた報告もあり，虚血耐性の低い脳梁のみを MRIで異常としてみ

10）13）ている可能性も否定できない．
近年尿中レジオネラ抗原検査の普及により血清群 1 によるレジオネラ肺炎の診断率は向上している．しかし院内で可能な迅速診断法が尿中抗原のみ
では，血清群 1 以外の血清群は迅速診断ができない．当院ではヒメネス染色による迅速診断を行っている4）．本例では尿中抗原陰性であったが臨床的

1）Zhang S, et al. Clinicoradiological spectrum of reversible splenial lesion syndrome ( RESLES ) in
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420

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sion in the cerebellum and frontal lobe on single

ciated with lobar pneumonia: Case report and re-Abstract

A case of a reversible splenial lesion associated with pneumonia
caused by Legionella pneumophila serogroup 2Takashi Nishida, Takashi Ishiguro, Eriko Kawate, Chie Oota,
Naho Kagiyama and Noboru Takayanagi

Department of Respiratory Medicine, Saitama Cardiovascular and Respiratory CenterA 55-year-old man was admitted to a local hospital due to fever, diarrhea, and gait disturbance. He was diagnosed with pneumonia and treated with antibiotics. The following day he developed neurological symptoms, including unconsciousness, and was transferred to our hospital. Hyponatremia, rhabdomyolysis, liver dysfunction,andand neurological symptoms were observed, so we suspected pneumonia caused byadministered ﬂuoroquinolone and macrolide. Brain magnetic resonance imaging (MRI) (diﬀusion-weighted imaging) revealed a high-intensity region in the splenium of the corpus callosum. Alongside an improvement in pneumonia symptoms, his neurological symptoms and MRI abnormalities normalized.
serogroup 2 was cultured from bronchoalveolar lavage ﬂuid, and he was diagnosed with a reversible splenial lesion
associated with pneumonia caused by.