396

日呼吸誌●症8（6），2019例

本態性血小板血症があり，著明な肺胞出血を伴い急死した
糸魚川英之ａ島佐藤篠原

健太ｃ浩一郎ａ
由佳ａ

小林山本

肺炎の 1 例

弘典ｂ
雅史ａ

要旨：83 歳の男性が，発熱，喀血を主訴に救急搬送された．両肺の出血をコントロールできず，来院約 7 時間後に死亡された．病理解剖で右中下葉を主とする大葉性肺炎の所見があり，肺内に著明な出血が認められ，血液・痰・組織培養より Aeromonas hydrophila が検出された．出血性肺炎できわめて急速な進行を示す劇症型であった．来院時の血液検査より本態性血小板血症が疑われた．本態性血小板血症に A. hydrophilaによる肺炎を併発して著明な肺胞出血をきたした症例は稀であり，若干の文献的考察を加えて報告する．
キーワード：Aeromonas hydrophila，肺炎，喀血，肺胞出血，本態性血小板血症
Pneumonia, Hemoptysis, Alveolar hemorrhage, Essential thrombocytosis

緒

入院時現症：身長167cm，体重64.0kg．血圧139/71mmHg，

言

脈拍 110 回/分，呼吸数 30 回/分，体温 38.3℃，SpO2 85％

は，腸内細菌の一種で，グラム（リザーバー付きマスク酸素 15 L/min）．意識清明．結膜

陰性の通性嫌気性菌であるが，軟部組織感染症，髄膜炎，に貧血，黄疸なし．胸部聴診で右呼吸音の低下を認めた．

敗血症，肺炎などの腸管外感染症を起こしうる．これら

腹部は平坦・軟．脾腫大なし．下肢紫斑なし．の腸管外感染症は免疫機能低下患者での報告が多く，呼入院時検査所見（表 1）：血液検査では白血球数，血小吸器感染症は稀だが死亡率は高いとされている．今回，板数の著明な増加を認めた．また，プロカルシトニンの急速に悪化し死亡した，著明な高値（43 ng/mL）と D-ダイマーの高値（＞30.0 μg/による肺炎の 1 例を経験したため報告する．

症mL）など凝固機能異常を認めた．

例

患者：83 歳，男性．

入院時画像所見：来院時胸部単純 X 線写真では右下肺野の透過性低下を認めた（図 1a）．
入院後臨床経過：酸素化不良のため気管内挿管を施行

主訴：呼吸困難，喀血．

したところ，気道内から大量の出血を認め，肺内出血を既往歴：高血圧症，脳梗塞，右膿胸（79 歳）．

疑った．血液検査で白血球数，血小板数の著明な高値を常用薬：ニコランジル（nicorandil），アジルサルタン/認め骨髄増殖性疾患が疑われたが，急性感染症で血小板アムロジピン（azilsartan/amlodipine），センノシド（senno-数がこのような高値を示すことは考えにくく，本態性血side）．

小板血症の可能性を考えた．血液検査で FDPが＞50.0 μg/

喫煙歴：なし．

mL，PT ratioが 2.94 と上昇を認め，播種性血管内凝固症

現病歴：20XX 年 11 月に呼吸困難と喀血を主訴に受候群にあると考えた．細菌性肺炎合併を疑って抗菌薬セ診．前日まで自覚症状はなかったが，来院約 2 時間前よフェピム（cefepime：CFPM）1 g を投与した．しかし，り悪寒，発熱，喀血を認めた．

喀血はさらに増加し，酸素化の改善も乏しい状態となった．来院 3 時間後の胸部 CT 写真では両肺野に網状影・連絡先：糸魚川 英之〒 454‒8502 愛知県名古屋市中川区松年町 4‒66ａ名古屋掖済会病院呼吸器内科

浸潤影を認めた（図 1b）．来院 4 時間後の胸部単純 X線写
真では，右肺野の陰影が悪化し，左肺野にも陰影の出現を認めた（図 1c）．気管支鏡で観察し，右中葉・下葉枝ｂから出血を認め，トロンビン（thrombin）を散布した．

ｃ

その後，さらに出血が増加し左肺を換気するため，分離名古屋大学医学部附属病院呼吸器内科

常滑市民病院呼吸器内科（E-mail: hideyuki.i.1227@gmail.com）（Received 26 Feb 2019/Accepted 23 Aug 2019）

肺換気チューブに入れ替えた．持続的出血が継続し，収縮期血圧が 50 mmHg台に低下し，赤血球濃厚液，新鮮凍肺炎の 1 例

表1397

血液検査所見Arterial blood gas analysis
Biochemical analysis
15 L/minTPO2 mask
pH
7.364
Alb
43.3 Torr
BUN
PaCO2
36.3 Torr
Cr
PaO2
24.1 mmol/L
Ca
HCO3−BE−1.3 mmol/L
Na
66.8 ％KSO2ClHematology
T-bil
WBC
77,000 /μL
ALP
Stab
50 ％
γ -GTPSeg
31 ％
AST
Lymph
4％
ALT
Mono5％
LDH
Eosino0％
CK
Baso1％
GluMyelo
7％
CRP
Meta
2％Ferritin
β-D-glucan
RBC
495×104 /μL
Hb
11.7 g/dL
Anti-cardiolipin antibody
Ht
38.2 ％
CH50ANA
Plt
123.1×104 /μL
Anti-dsDNA antibody
Coagulation
Anti-RNP antibody
APTT＞120 seconds
Anti-SS-A/Ro antibody
PT
36.2 seconds
Anti-SS-B/La antibody
PT contrast
12.7 seconds
Anti-Scl-70 antibody
PT ratio
2.94
Anti-Jo-1 antibody
PT-INR
3
Anti-centromere antibody
Fibrinogen
94 mg/dL
MPO-ANCA
FDP＞50.0 μg/mL
PR3-ANCA
D-dimer＞30.0 μg/mL
Anti-GBM antibody
Anti-CL-β2-GP Ⅰ
sIL-2R
Anti-ARS antibody
Procalcitonin

7.7 g/dL
4 g/dL
11.6 mg/dL
0.6 mg/dL
8.7 mg/dL
139 mmol/L
4.2 mmol/L
102 mmol/L
0.7 mg/dL
877 U/L
71 U/L49 U/L19 U/L
1,064 U/L
106 U/L
77 mg/dL
0.13 mg/dL
140.8 ng/mL
473 pg/mL（−）
14.2 U/mL
640 times
2.6 IU/mL
（−）
（−）
（−）
（−）
（−）
（−）
（−）
（−）
（−）
（−）
1,180 U/mL（−）
43 ng/mL

結血漿の輸血も施行したが，肺からの出血を止めること胞浸潤を認めた．これらの細胞は骨髄で増生していた顆

はできず，来院約 7 時間後に永眠された．死亡後に胸部粒球系の幼若細胞が多かったが（図 2a），少数の巨核球CT写真を施行したが，来院時の CTと比較して両肺野にも認められた．肝類洞内にも顆粒球系の幼若細胞を認めおいて肺胞性陰影の悪化を認めた（図 1d）．死因究明のた．骨髄の組織像では，過分葉の核を有する巨核球が多ため，病理解剖を施行した．肉眼所見では両胸腔に胸水くみられ，本態性血小板血症にみられるといわれているを認めなかった．肺の組織像では右中下葉の肺胞内には鹿角（stag-horn）状の核を有する細胞も認められた（図

好中球の浸潤が出血を伴って強く認められ，好中球浸潤2b）．顆粒球系は過形成で赤芽球系はほぼ正形成であっが主体であり，急性肺炎の所見を示していた（図 2a）．また．両者に明らかな形態異常はみられなかった．骨髄のた，広い範囲で肺胞壁が毛細血管とともに破壊され壊死線維化はほとんど認められなかった．以上より本態性血性出血性肺炎の所見を示していた（図 2a）．Gram染色や小板血症と診断された．また菌血症に伴う諸臓器の変化

グロコット染色では病原体は認めなかった．一方，右上は明らかには認められなかった．喀痰検査では，培養検

葉，左上下葉では，ごく一部を除き，肺胞内に赤血球が査でコロニーにてチトクロムオキシダーゼ試験を施行し充満しており，好中球浸潤よりも出血の所見が強くみらチトクロム陽性となり，れた（図 2a）．また肺胞内，肺胞中隔の毛細血管内に細器で，または属と考えた．同定機と判定した．補助398

日呼吸誌

a8（6），2019

cbd

図 1 画像所見．（a）来院時の胸部単純 X線写真で，右下肺野の透過性低下を認めた．
（b）来院 3 時間後の胸部 CT 写真で，両肺野に網状影・浸潤影を認めた．（c）来院 4 時間後の胸部単純 X 線写真では，右肺野の陰影が悪化し，左肺野にも陰影の出現を認めた．（d）死亡後の胸部 CT 写真で，両肺野において肺胞性陰影の悪化を認めた．

検査として triple sugar iron（TSI）培地にて，ガス産生が陽性となり，と判断した．喀痰塗抹検査

では，Geckler 5 群で，1＋が検出され，喀

痰培養検査では，3＋，subsp. 2＋が検出された． 血液培養検査で，2セットでを検出した．肺の組織培養でcompromised host における発症が多い4）．
本症例では，病理所見で右中下葉には大葉性肺炎の像が認められ，肺の組織培養，喀痰培養検査でが検出されていることから，による肺炎と診断した．腸管感染症を示唆する明らかな所見はなく，肺以外に明らかな感染源を認めなかった．とメチシリン耐性黄色ブドウ球菌（methicillin-による肺炎の報告は少なく，日本におけ：MRSA） を 検 出 し た

る成人での症例報告は，我々が検索した範囲では 13 例のが，MRSAは血液培養と喀痰培養検査では検出しておらみである．海外においては，ICU に入院した 47 症例のず，起炎菌はであると考えた．薬剤感受性

Chao らの報告 5）があるが，その他は散発例のみである．

結果は，アンピシリン（ampicillin：ABPC）≧32 R，スルまた，死亡率が高く，Chaoらの報告 5）でも，47 症例のバクタム（sulbactam：SBT）/ABPC≧32 R，セファゾリ

うち 42 人が急性呼吸不全をきたし，24 人が死亡していン（cefazolin：CEZ）≧64 R と耐性があり，その他に対しる．この中では，悪性腫瘍を合併している群で有意に死てはなかった．

亡例が多かった5）．溺水で発症した症例があるが，溺水

resistant考察

では免疫抑制状態でなくても発症することが稀でなく，早期に発症し急激に重篤化している2）．

は汚染された魚介類，水産食品，飲料水

また，本症例のような大量の喀血を認め，急速な状態などの経口摂取で感染することがあり，下痢，血便，腹悪化をきたした報告は，我々が検索した範囲では，4 例

痛，発熱などの症状をきたし，約 1 週間で自然に治癒すである6）〜9）（表 2）．

る1）〜3）．本症例では，シラスやアサリの吸い物の摂取歴があったが生食ではなく，腹部症状も認めなかった．
による感染症は，基礎疾患として血液疾患や剖検でによる肺炎による肺胞の壊死，出血像を認めたとする報告がある6）7）．また，挿管管理後に気管チューブより出血を認め，剖検で肺は壊死性出血性肺炎の 1 例

a右中葉（×20）

399b

右中葉（×40）

右上葉（×20）

右上葉（×100）

図 2 病理解剖所見．（a）右中葉と右上葉の組織像．右中葉では，肺胞内には好中球の浸潤が出血を伴って強く認められ，急性肺炎の所見を示していた［hematoxylin-eosin（HE）染色，×20］．矢印（→）に肺胞中隔を認めるが出血や好中球の浸潤により破壊されていた（HE 染色，×40）．右上葉の一部では，肺胞内に赤血球が充満しており，炎症性細胞の浸潤に乏しく出血の所見が強くみられた（HE 染色，×20）．また肺胞内，肺胞中隔の毛細血管内に細胞浸潤を認めた．これらの細胞は骨髄で増生していた顆粒球系の幼若細胞が多かった（HE 染色，×100）．（b）骨髄の組織像．過分葉の核を有する巨核球が多くみられ，本態性血小板血症にみられるといわれている鹿角（stag-horn）状の核を有する細胞（→）も認められた（HE 染色，×40）．

表2

大量の喀血を認め，急速な状態悪化をきたした 4 例

年齢

性別

主訴

基礎疾患

転帰

報告者

2487
7586

男性
男性
女性
女性

喀血，発熱，咳嗽，胸痛，息切れ
意識障害
嘔吐
呼吸困難

なし
なし
大腸癌
胃癌

死亡
死亡
死亡
死亡Gonçalves JR ら（1992）6）
Miyake M ら（2000）7)
木山ら（2010）8）
高木ら（2013）9）

肺炎（肺胞壁の破壊）を呈していたとの報告があり10），本症例の組織像に類似している．

本症例では，血小板数が 45×104/μL以上で，巨核球の高度な増生を認め，本態性血小板血症を考えた．本症例

ペニシリン（penicillin），第 1 世代セファロスポリンのように骨髄は過形成を示し血球成熟が保たれている場（cephalosporin：CEP）に耐性を全例で認め，フルオロ合は骨髄増殖性腫瘍が考えられ，赤芽球が認められるこ

キノロン（ﬂuoroquinolone）およびカルバペネム（car-とや血液検査で BCR-ABL 陽性細胞を認めなかったことbapenem）の投与を検討するべきとする報告がある2）．本で慢性骨髄性白血病と，赤芽球の増生がみられない点で症例では重症細菌性肺炎を疑い，緑膿菌も考え，セフェ真性多血症と，骨髄線維化がほとんど認められず，巨核ピムを投与した．感受性があり抗菌薬による効果は期待球の小集簇がない点で骨髄線維症と，血球形態異常がなできたと考える．

い点で骨髄異形成症候群と鑑別が可能であり，本態性血400

日呼吸誌

8（6），2019小板血症と診断された．肺や肝臓類洞内における幼若細胞を含む顆粒球系細胞の浸潤は，敗血症に伴う類白血病反応との鑑別が必要である．末梢血所見は表 1 で示すとおり，赤芽球は認めたものの骨髄芽球は認めなかった．
少数だが巨核球がみられることや，類白血病反応では基本的に好中球主体の浸潤であることが，本態性血小板血症の髄外浸潤を支持する所見と考えられる．
著明な喀血は，剖検でみられた肺胞内出血に基づくものと考えられる．肺胞出血はに特徴的な出血性肺炎の要素があると考えるが，好中球浸潤が多く認められた右中下葉以外の肺葉にも多く出血を認め，本態性血小板血症，播種性血管内凝固症候群による出血傾向
肺炎による著明な肺胞出血を伴った 1 例を経験した．血液疾患，癌，肝硬変，糖尿病などの疾患が基礎疾患にあり，喀血をきたした場合は，

2）本田真広，他．河川水誤嚥による劇症型
肺炎の一救命例． 日救急医会誌 2014；
25：717‒22．
3）Mukhopadhyay C, et al.

andaspiration pneumonia: a diverse presentation. Yonsei
Med J 2003; 44: 1087‒90.
4）Tang HJ, et al. Clinical manifestations of bacteremia
caused byspecies in southern Taiwan.

PLoS One 2014; 9: e91642.
5）Chao CM, et al. Pneumonia caused byspecies in Taiwan, 2004‒2011. Eur J Clin Microbiol
Infect Dis 2013; 32: 1069‒75.

も影響を及ぼしたと考えられた．
本態性血小板血症にdrome: case report and literature review. Surg
Infect 2011; 12: 241‒5.

による肺炎を鑑別に挙げる必要がある．

6）Gonçalves JR, et al.

fulminantpneumonia in a ﬁt young man. Thorax 1992; 47: 482‒3.

7）Miyake M, et al. Rapidly progressive pneumonia
due toshortly after near-drowning. Intern Med 2000; 39: 1128‒30.

8）木山亮介，他．大量喀血により死亡した

著者の COI（conﬂicts of interest）開示：本論文発表内容に関して申告なし．

劇症肺炎の一例．日集中医誌 2010；17：328．
9）高木康之，他．出血を伴った属による高齢者肺炎の一例．感染症誌 2013；87：258．
10）Nagata K, et al. Fulminant fatal bacteremic pneu-

引用文献
1）Issa N, et al.

monia due toin a non-

immunocompromised woman. Intern Med 2011; 50:63‒5.

pneumonia in a trauma pa-

tient requiring extracorporeal membrane oxygenation for severe acute respiratory distress syn-

Abstract

Rapidly progressive Aeromonas pneumonia and extensive alveolar hemorrhage
with essential thrombocytosis: a case report
Hideyuki Itoigawa a, Koichiro Shima a, Hironori Kobayashi b,Kenta Sato c, Yuka Shinohara a and Masashi Yamamoto aa

Department of Respiratory Medicine, Nagoya Ekisaikai Hospitalb
Department of Respirology, Nagoya University Hospitalc
Department of Respiratory Medicine, Tokoname City Hospital

An 83-year-old man was admitted to our emergency department with the chief complaints of fever and hemoptysis. He presented with severe hemorrhage from both lungs and eventually died approximately 7 hours after admission. Pathological autopsy revealed right lower and middle lobe pneumonia with profuse lung hemorrhage.
was isolated on culture of blood, sputum, and lung specimens. The pathologicalautopsy results showed bilateral lobar pneumonia with profuse lung hemorrhage. The patient had a fulminantdisease course with rapid progression. We suspected essential thrombocytosis based on the blood examination
ﬁndings. Here, we report our ﬁndings on this rare case ofpneumonia with extensive alveolar hemorrhage and essential thrombocytosis and provide a short literature review.