日呼吸誌●症11（4），2022

223

例

マラソンを契機に発症した運動誘発性肺胞出血の 1 例
浦田
中野知之ａ
貴之ｂ

寺澤岡本優代ａ卓ｂ

山根高ａ

要旨：症例は 49 歳男性．マラソン完走後に呼吸困難，血痰が出現し，胸部単純 X線画像で両側肺に浸潤影が認められ，呼吸不全で当院に紹介入院となった．CTでは両側肺に広がる浸潤影，すりガラス陰影を認め，気管支鏡検査で肺胞出血と診断した．血管炎症候群や膠原病の合併はなく，心機能も正常で定期内服薬もない
こと，マラソン前の体調は良好であったとのことより，激しい運動を契機とした運動誘発性肺胞出血と診断した．入院後は抗菌薬投与と酸素吸入のみで肺野の陰影は消失した．わが国では運動誘発性肺胞出血の報告は稀であり報告する．
キーワード：びまん性肺胞出血，運動誘発性肺胞出血，気管支肺胞洗浄液
Diffuse alveolar hemorrhage (DAH), Exercise-induced pulmonary hemorrhage (EIPH),
Bronchoalveolar lavage fluid (BALF)

緒言

趣味：マラソン（20 回以上経験あり）．
現病歴：47 歳時に右精巣腫瘍（セミノーマ）ステージ

び ま ん 性 肺 胞 出 血（diﬀuse alveolar hemorrhage：IBを発症．高位精巣摘出術を施行した．以後，再発なくDAH）は急速に進行し，致命的となり得る．原因疾患と経過観察中であった．寒冷，雨天のなかフルマラソンをしては凝固障害や，循環器疾患，薬物，感染症，血管炎完走したが，その後に呼吸困難を自覚していた．自宅で症候群や膠原病関連疾患などがあり，原因疾患により治安静としていたが改善なく，翌日になり血痰も出現した

療方針が異なることより，早急な原因検索および適切なため近医を受診した．胸部単純 X 線画像で両側肺の浸潤治療が必要である．我々は 49 歳の健常男性に発症した運影および低酸素血症を認めたため，当院へ紹介となった．

動誘発性肺胞出血（exercise-induced pulmonary hemor-

入院時現症：身長 160 cm，体重 55 kg，体温 37.4℃，呼rhage：EIPH）を経験した．EIPH の報告は稀であり報吸数 20 回/分， 血圧 131/81 mmHg， 脈拍 74 回/分・ 整，告する．

経皮的動脈血酸素飽和度 90％（室内気），眼球結膜黄染症

例

患者：49 歳，男性．
主訴：咳，呼吸困難，血痰．

なし，眼瞼結膜貧血なし，表在リンパ節は触知せず，呼吸音清，心雑音なし，腹部および神経学的所見に異常なし，浮腫・皮疹なし，関節腫脹なし．
入院時検査所見（Table 1）：血液検査では WBC，CRP既往歴：右精巣腫瘍．の増加があり，PaO2 は 60.4 Torr と低酸素血症を認めた．

定期内服薬：なし．

CK，CK-MB，BNPの増加があり心疾患が疑われたが，心家族歴：特記事項なし．

電図や心臓超音波検査では異常は認めず，心筋炎や急性生活歴：会社員．粉塵肺曝露なし，喫煙歴なし，ペッ冠症候群は否定され，前日の過度の運動に伴う影響と考ト飼育なし．

えられた．
入院時画像所見：胸部単純 X線画像（Fig. 1）では左上

連絡先：浦田 知之〒 781‒8555 高知県高知市池 2125‒1ａｂ

高知医療センター呼吸器内科

同 呼吸器外科（E-mail: urata0127mood@yahoo.co.jp）（Received 21 Jan 2022/Accepted 31 Mar 2022）

中肺野優位に両側肺にすりガラス陰影，両側下肺野に浸潤影を認めた．胸部 CT（Fig. 2A）では両側肺に非区域性のすりガラス陰影，浸潤影を認めた．
治療経過：血痰を伴い，胸部 CT でびまん性の浸潤影を認めることより，DAHが疑われた．急激な呼吸不全の増悪に備えて集中治療室での治療となった．炎症反応の日呼吸誌224Table 1
Complete blood countWBC
11,120 /μL
Neu
89 %
Lym
7.5 %
Mon
2.7 %
Eo
0.8 %
RBC
395×104 /μL
Hb
12.1 g/dLHt
36.6 %Plt
24.1×104 /μL
Biochemistry
TPAlb
AST
ALT
LDH
CK
CK-MB
BUN
Cr
BNP
KL-6

6.4 g/dL
4.2 g/dL
36 U/L23 U/L366 U/L
505 U/L
123 U/L
17 mg/dL
0.86 mg/dL
219 pg/mL
361 U/mL11（4），2022

Laboratory ﬁndings on admission

Immunological test
CRP
7.86 mg/dL
ANA＜40PR3-ANCA＜0.5 IU/mL
MPO-ANCA＜0.5 IU/mL
Anti-GBM ab＜0.5 U/mL
Anti-ARS ab＜0.5Anti-MDA5 ab＜4Coagulation examinationPT
12.5 s
APTT
27.9 sArterial blood gas（room air）
pH
7.44
60.4 Torr
PaO2
36.9 Torr
PaCO2
23.2 mmol/L
HCO3－Bronchoalveolar lavage ﬂuid
Recovery
80/150 mL
Total cell count10.7×105 /mL
Macrophage
84 ％
Neu5％
Lym
10 ％
Eo1％
Bacteria
Mycobacterium

normal ﬂora
negative

Cytology

class IIUrinalysis
Protein
GlucoseOccult blood

1＋（－）
（－）

（Fig. 3B）
，細胞診でヘモジデリンを貪食した組織球を認め，肺胞出血に合致する所見であった．BALF の各種培養検査では有意な菌は検出しなかった．徐々に呼吸困難は軽減し，胸部単純 X 線画像と炎症反応は改善した．第8 病日の胸部 CT（Fig. 2B）で両側肺の浸潤影は消失していた．後日に判明した血液検査結果からは血管炎症候群や膠原病関連疾患は否定された．また薬剤性肺胞出血を疑う内服歴はなく，症状や画像所見が早期に改善した経過などから，激しい運動を契機とした EIPHと診断した．
その後は症状や胸部陰影の再燃なく，低酸素血症も改善
Fig. 1 Chest X-ray image on admission. Ground-glass
opaciﬁcation is predominantly in the left upper middle lung ﬁeld, with inﬁltrative shadows in the bilaterallower lungs.

し，退院のうえ経過観察となった．

考察

DAHの診断は，気管支鏡での局所からの出血が否定され，胸部画像でびまん性の陰影が存在すること，病変部の BALF が血性であることや細胞診でヘモジデリンを貪増加もあり細菌感染の合併も否定できず，抗菌薬ピペラ食した肺胞マクロファージが存在することにより診断さシリン/タゾバクタム（piperacillin/tazobactam：PIPC/れる1）．DAH の BALF は徐々に血性が濃くなることが特TAZ）を投与しながら慎重に経過を観察した．入院第 2徴とされている．本症例では 1 回目の洗浄液からすでに病日以後は低酸素血症の進行はなかったが，画像の改善濃い血性であったが，細胞診の所見と合わせ DAH と診が乏しいことより，確定診断のために第 3 病日に気管支断した．DAHはさまざまな原因で発症するが，病理組織鏡検査を施行した．気管支鏡所見では可視範囲の気管支型パターンとして，（1）膠原病や ANCA 関連血管炎など粘膜の不整はなく，特定部位からの出血の所見は認めなに代表される肺の毛細血管炎，（2）血管炎症を伴わず全かった（Fig. 3A）．右 B4 から回収した気管支肺胞洗浄液

身の出血傾向や肺静脈圧上昇に伴う肺出血，（3）びまん（bronchoalveolar lavage ﬂuid：BALF） は 血 性 で あ り性肺胞傷害，に分類される2）．本症例は既往に右精巣腫マラソンを契機に発症した運動誘発性肺胞出血の 1 例

225

A

B

Fig. 2 Chest CT image ﬁndings. (A) On admission. Non-regional ground-glass opacities and inﬁltration opacities were observed in both lung ﬁelds. (B) A repeat examination after 8 days reveals improvement.

AB

Fig. 3 Bronchoscopy and bronchoalveolar lavage ﬂuid (BALF) ﬁndings. (A) There was no irregularity in the bronchial mucosa in the visible range, and no evidence of bleeding from a speciﬁcsite was observed. (B) The BALF recovered from the right B4 was bloody.

瘍の既往があったが手術のみで治癒しており，放射線治は否定的と思われた．マラソン出場前の体調も良好で療や化学療法歴はなかった．手術後 6 ヶ月ごとに定期的あったこと，発症がマラソン後であり，他に肺出血の原に血液検査や全身造影 CT を施行されており，出血源と因となる基礎疾患や服薬歴がなく，自然経過で改善がみなる既存の肺病変や膠原病を疑う慢性炎症の所見も認められたことより EIPHと診断した．EIPHは競走馬でよくていない．入院時に炎症反応の増加もあり細菌感染の合認められる疾患である．Westらは競走馬において過負荷併も否定できず抗菌薬の投与を行ったが，血液培養や運動後の肺水腫が肺出血に進展することを，トレッドミ

BALF の細菌検査は陰性であり，8 日の経過で胸部陰影ルを用いた誘発モデルでの肺動脈圧の測定や，解剖所見および検査値異常が速やかに改善したことから，感染症より証明している3）．過負荷運動により心拍出量が増加

226

日呼吸誌

11（4），2022

し，左室流入圧の上昇に伴い肺毛細血管圧が過剰に高まの報告は少なく，今後の症例の蓄積が必要である．肺毛り，毛細血管壁が破綻し出血を起こす stress failure が細血管圧が上昇しやすい水泳のみではなくマラソンでもEIPH の発症機序であるとされている4）．ヒトでも過負荷発症が認められたことより，激しい運動後の肺胞出血の運動による肺への影響について検討されている．Hopkins

鑑別疾患として EIPH を考慮する必要がある．

らは自転車競技選手に競技終了 1 時間後に気管支鏡検査を行い，BALF 中の蛋白濃度や赤血球濃度が増加するこ

本症例は，第 63 回日本呼吸器学会中国・四国地方会（2021
年 8 月，岡山）で報告した．とを示している5）．Zavorsky はトレッドミルを用いて最大運動耐容能の 70％で 2 時間走行後に，15％の運動選手の胸部単純 X 線画像で肺水腫の所見を認めたと報告して著者の COI（conﬂicts of interest）開示：本論文発表内容に関して申告なし．

いる ．Pingitore らは 48 人のトライアスロン選手に対し
6）

引用文献て超音波画像を用いて肺水腫の有無を評価し，レース直後では 75％の選手で肺水腫の所見があり，この所見は 12
時間後でも 42％で認められたと報告している7）．これらの所見は，ヒトでも過度な運動が肺水腫や肺出血を起こ

1）Collard HR, et al. Diﬀuse alveolar hemorrhage. Clin
Chest Med 2004; 25: 583‒92.

し得ることを示している．過負荷運動後の肺胞出血とし2）Park MS. Diffuse alveolar hemorrhage. Tuberc
Respir Dis 2013; 74: 151‒62.てのヒトでの最初の報告は，1979 年の 90 km マラソンで

3）West JB, et al. Stress failure of pulmonary capillar-の報告であり ，以後マラソンやトライアスロン，水泳でies in racehorses with exercise-induced pulmonary
hemorrhage. J Appl Physiol (1985) 1993; 75: 1097‒8）の報告がある．水泳を含む競技での報告としては，水泳誘発性肺水腫（swimming-induced pulmonary edema：SIPE）の報告が比較的多い9）が，陸上競技のみでの報告は少ない10）11）．水泳は過負荷運動に加えて浸水性肺水腫
12）や，息継ぎによ（immersion pulmonary edema：IPE）

る陰圧性肺水腫13）なども関与することより，陸上競技より発症のリスクが高くなる可能性がある．我々が検索した範囲では，わが国での EIPH の報告はトライアスロンの水泳中に発症した 1 例 14）のみであり，陸上競技のみで発症した報告はわが国では初めてとなる．本症例は過去

109.
4）West JB. Invited review: pulmonary capillarystress failure. J Appl Physiol (1985) 2000; 89: 2483‒9.
5）Hopkins SR, et al. Intense exercise impairs the integrity of the pulmonary blood-gas barrier in elite
athletes. Am J Respir Crit Care Med 1997; 155:1090‒4.
6）Zavorsky GS. Evidence of pulmonary oedema triggered by exercise in healthy humans and detectedに 20 回以上マラソンの完走経験があるが，今回のようなwith various imaging techniques. Acta Physiol 2007;
189: 305‒17.

血痰や呼吸困難の増悪はなかった．EIPH の発症誘因を

7）Pingitore A, et al. Early subclinical increase in pul-

検討した報告はないが，類似疾患である SIPEの発症誘因としては，高血圧，ウエットスーツの使用，1 マイル以上の水泳，女性，50 歳以上の年齢，が指摘されている15）．
激しい運動，49 歳と年齢が比較的高いこと以外に該当項目はなく，本症例の発症の誘因は不明である．寒冷，雨天で競技が行われたことより寒冷刺激の影響も考えられる．寒冷刺激により末梢の動静脈の収縮が起こり前負荷および後負荷の増大が誘発され，肺毛細血管圧が上昇することが報告されている12）．また肺動脈楔入圧は運動により上昇するが，運動習慣のある被験者はその上昇が抑えられることが示されている15）．マラソンの豊富な競技

monary water content in athletes performing sustained heavy exercise at sea level: ultrasound lungcomet-tail evidence. Am J Physiol Heart Circ Physiol
2011; 301: H2161‒7.
8）McKechnie JK, et al. Acute pulmonary oedema in
two athletes during a 90-km running race. S Afr
Med J 1979; 56: 261‒5.
9）Grünig H, et al. Diagnosis of swimming induced pulmonary edema — a review. Front Physiol 2017; 8:1‒9.
10）Ghio AJ, et al. Exercise-induced pulmonary hemor-

経験はあるものの，近年の新型コロナウイルス感染症のrhage after running a marathon. Lung 2006; 184:331‒3.

影響で参加可能な大会が中止となり，競技の参加機会の11）Diwakar A, et al. Exercise-induced pulmonary hem-減少によるトレーニング不足であった可能性もある．
EIPH の治療としては酸素投与または利尿剤が使用されている8）～11）14）．本症例も酸素吸入などの対症療法のみで速やかに改善した． 自然経過で改善されることより，EIPH の軽症例が見逃されている可能性がある．本疾患

orrhage in a nonathlete: case report and review ofphysiology. Lung 2014; 192: 329‒31.
12）Adir Y, et al. Swimming-induced pulmonary edema:clinical presentation and serial lung function. Chest2004; 126: 394‒9.

マラソンを契機に発症した運動誘発性肺胞出血の 1 例

22715）Bove AA. Pulmonary aspects of exercise and13）Bhattacharya M, et al. Negative-pressure pulmonary edema. Chest 2016; 150: 927‒33.
14）加藤宏治，他．トライアスロン競技中に発症した運動誘発性肺胞出血の 1 例．日呼吸会誌 2017；6：27‒31．

sports. Methodist Debakey Cardiovasc J 2016; 12:
93‒7.

Abstract

A case of exercise-induced pulmonary hemorrhage triggered by a marathonaTomoyuki Urata a, Masayo Terasawa a, Takashi Yamane a,Takayuki Nakano b and Taku Okamoto b

Department of Respiratory Medicine, Kochi Health Sciences Center
Department of Respiratory Surgery, Kochi Health Sciences Centerb

After completing a marathon, a 49-year-old man experienced dyspnea and had bloody sputum. The patient
was admitted to our hospital after chest radiography revealed inﬁltrative shadows in the bilateral lung ﬁelds andrespiratory failure had developed. Computed tomography revealed ground-glass opacities and inﬁltrative shadows in the bilateral lung ﬁelds, which were diagnosed as alveolar hemorrhage by bronchoscopy. The patient did
not have vasculitis syndrome or connective tissue disease as a complication. Furthermore, he did not take regular oral medications, his cardiac function was normal, and he was in very good health before the marathon.
Therefore, the patient was diagnosed with exercise-induced pulmonary hemorrhage, which was triggered by excessive exercise. After hospitalization, supplemental oxygen and antibiotics were provided, which resulted in thedisappearance of inﬁltrative shadows in the bilateral lung ﬁelds. We report a case of exercise-induced pulmonary
hemorrhage, a rare disease in Japan.