150日呼吸誌●症5（3），2016

例

Lemierre 症候群に続発した感染性肺動脈仮性動脈瘤の 1 例
足立雄太

山名高志

齋藤弘明

山下高明

齊藤和人

篠原陽子

要旨：症例は 28 歳，男性．化膿性扁桃炎に敗血症性肺塞栓症を合併し Lemierre 症候群と診断されたが，抗菌薬治療への反応に乏しく肺病変の増悪により大量喀血をするに至った．気管支動脈塞栓術により出血は消退したが，少量の喀血が持続した．肺動脈系の精査で肺動脈仮性動脈瘤が認められ，コイル塞栓術により完全な止血が得られた．一般細菌感染に伴う肺動脈仮性動脈瘤は，まれな疾患ではあるが重篤な転帰をたどる可能性があり，呼吸器感染症に伴う喀血の場合は同疾患の可能性も考慮する必要がある．
キーワード：Lemierre 症候群，肺動脈仮性動脈瘤
Lemierre's syndrome, Pulmonary artery pseudoaneurysms（PAPs）

緒

言浮腫なし，皮疹なし．神経：特記すべき異常所見なし．
入院時検査所見（表 1）：炎症反応の上昇，血小板減少，Lemierre 症候群は，咽喉頭領域の先行感染の後に内頸腎機能障害，凝固異常，尿蛋白・潜血・円柱の出現から静脈の血栓性静脈炎，全身への敗血症性塞栓症をきたす

化膿性扁桃炎による敗血症，急性腎障害の状態と考えら感染症である．今回我々は，Lemierre 症候群に肺動脈仮れた．血液培養からは性動脈瘤を合併した症例を経験したため報告する．

［抗菌薬感受性はエリスロマイシン（erythromycin）の症

例属が検出されたみ耐性］．
画像所見：胸部単純 CT（図 1）では胸膜下優位に最大症例：28 歳，男性．

径 20 mm 程度の内部に air bronchogram を伴う結節影が主訴：咽頭痛．

多発していた．

既往歴・家族歴：特記事項なし．

臨床経過：入院同日から化膿性扁桃炎に対しピペラシ

生活歴：喫煙歴 5 本/日，飲酒歴：少量機会飲酒．

リン/タゾバクタム（piperacillin/tazobactam：PIPC/

現病歴：X 年 1 月 15 日咽頭痛・発熱を主訴に近医を受TAZ）13.5 g/日が投与され，咽喉頭・頸部の自覚症状お診しアンピシリン（ampicillin：ABPC）が処方されたがよび他覚所見は改善したが第 5 病日から胸痛・呼吸困難

改善せず，1 月 22 日からアジスロマイシン（azithromy-感が出現し，胸部単純 X 線写真では両側肺の浸潤影・胸cin：AZM）に変更された．しかし症状は増悪し，1 月水貯留が急激に増悪したため（図 2），第 6 病日に呼吸器23 日に当院へ救急搬送され，同日化膿性扁桃炎の加療目内科へ転科した．同日からメロペネム（meropenem：的に当院耳鼻咽喉科に入院した．

MEPM）3 g/日への変更とポリミキシン B 固定化線維カ

入院時現症：身長 178 cm，体重 72 kg，体温 38.6℃，

ラムによる直接血液灌流法（polymyxin B-immobilized

血圧 107/68 mmHg，心拍数 100 bpm，経皮的動脈血酸素

ﬁber column-direct hemoperfusion：PMX-DHP）を施行．頭頸部：右頸部リンパ節飽和度（SpO2）98％（室内気）したが肺病変の改善に乏しく，第 11 病日に大量喀血し人腫大，右口蓋扁桃に膿栓付着．胸部：心音純，呼吸音清．

工呼吸器管理となった．同日気管支動脈造影を施行し右腹部：平坦，軟，圧痛なし，腸蠕動音聴取．四肢：下腿気管支動脈中葉枝の末梢で淡い増強域の出現を認め，溢出（extravasation）の所見と考え同部位の塞栓術を施行

連絡先：篠原 陽子〒300‑0053 茨城県土浦市真鍋新町 11‑7
総合病院土浦協同病院呼吸器内科（E-mail: tairadate80@gmail.com）（Received 20 Aug 2015/Accepted 1 Feb 2016）した．塞栓術直後に行った気管支鏡検査では速やかに出血が消退しており，小康状態を得て抜管したが少量の喀血が持続した．第 17 病日に行った胸部造影 CT で右肺動脈下葉枝に肺動脈仮性動脈瘤を認め（図 3），第 22 病日に肺動脈造影を施行した．右肺動脈 A8b 末梢に仮性動Lemierre 症候群による感染性肺動脈仮性動脈瘤脈瘤が描出され（図 4），同部位にコイル塞栓術を施行し考た．塞栓術後は完全な止血が得られ，MEPM を第 33 病日まで継続したところ炎症反応は陰性化し，増悪なく経151

察

Lemierre 症候群は，咽喉頭領域の先行細菌感染による炎症が内頸静脈へ波及することで起こる，内頸静脈の感過したため第 43 病日に退院した．

染性血栓性静脈炎，嫌気性菌による菌血症，肺をはじめとした全身への敗血症性塞栓症を呈する病態で 1936 年に Lemierre が自験例 20 例を報告したことから命名された疾患である1）．報告された当時は患側内頸静脈結紮および切除のみが治療法であり，死亡率は高かったが，1960〜1970 年代に入り咽頭炎に対しペニシリンをはじめとする抗菌薬が広く使われるようになって以降，“forgotten disease” とされるほど罹患率は減少していた2）．
しかしながら 1990 年代より罹患率の増加が認められており，その原因として咽頭炎に対する抗菌薬使用の制限が考えられている3）4）．
図 1 入院時胸部単純 CT．胸膜下優位に多発する結節影が認められる（赤矢印）．

Lemierre 症 候 群 の 起 因 菌 は表 1 入院時血液検査所見
血算WBC（SegHbMCV
MCH
MCHC
Plt
凝固Fib
PT
PT％
PT-INR
APTT
FDPD-dimer

図226,900/μl93.7％）
15.0 g/dl
87.3 fl31.9 pg
36.6％
6.8×104/μl
562 mg/dl
11.9 s78％
1.13
36.5 s19.2 μg/ml
9.7 μg/ml

生化学
TPAlbUA
BUN
CrNaKCl
Amy
AST
ALT
T-Bil
LDH
血清
CRP

属（が主）が最多（90％）とされており3），本

6.9 g/dl
3.5 g/dl
8.4 mg/dl
24 mg/dl
1.79 mg/dl
135 mEq/L
3.5 mEq/L
99 mEq/L
33 IU/L
34 IU/L
34 IU/L
1.9 mg/dl
252 IU/L

尿定性
尿比重pH
蛋白
尿糖
ケトン体
潜血
白血球反応
尿沈渣
赤血球
白血球
硝子円柱
顆粒円柱

1.02
5.5
（2＋）
（−）
（±）
（2＋）
（−）
1〜4/HPF＜1/HPF（2＋）（2＋）

35.45 mg/dl胸部単純 X 線写真の経過．両側肺内浸潤影，胸水貯留が増悪している．

152

日呼吸誌

5（3），2016

症例では内頸静脈における血栓性静脈炎の画像的な証拠の後ろ向き検討では，11％の患者に肺動脈仮性動脈瘤がは得られていないが，化膿性扁桃炎に起因する敗血症性認められていた6）．また Sakuma らは，我が国での 65 例肺塞栓症が示唆されたこと，血液培養から本症に特徴的の末梢性肺動脈瘤のうち 9 例が感染性肺動脈瘤であったな嫌気性菌である

7）．と報告している（結核菌・真菌感染を含む）属が検出されたことか

ら総合して，Lemierre 症候群と診断した．出血源として結核菌感染を除く一般細菌感染症に肺動脈仮性動脈瘤肺動脈仮性動脈瘤が主である可能性も考慮したが，気管を合併した成人症例の報告例は，我々が検索しえたかぎ

支動脈造影の所見が extravasation と考えられたこと，明りでは表 2 に記載の 11 例であった．11 例の仮性動脈瘤

らかな気管支動脈肺動脈異常吻合を認めなかったこと，の原因疾患は肺膿瘍が 5 例，感染性心内膜炎が 4 例，細および塞栓術直後の気管支鏡所見で出血が速やかに消退菌性肺炎が 1 例，肺癌による閉塞性肺炎が 1 例であった．

していたことから，本症の経過においては気管支動脈か以上の報告例および本症例において肺病変が増悪していらの出血が主因と考えられ，病態としては感染性肺病変た経過も含めると，コントロール不良な感染性肺病変にによる気管支動脈の脆弱化が考えられた．その後の少量よる炎症の肺動脈への波及が仮性動脈瘤の成因として考の喀血の持続は肺動脈瘤塞栓術で完全に止血できたことえられた．予後に関しては上記報告例全例で軽快の転帰から，肺動脈仮性動脈瘤からの微細な出血であったと考をたどっており，抗菌薬単独での治療例も 5/11 例で認めえられた．

られた．一方で Monchik らは末梢性肺動脈瘤 35 例中 21

後天性肺動脈仮性動脈瘤の原因疾患として細菌感染例が破裂による喀血で死亡したと報告している8）．一般（結核に伴うものは Rasmussen 動脈瘤と呼ばれる），ベー

細菌感染に伴う肺動脈仮性動脈瘤では過去に死亡例の文

チェット病などの炎症性疾患，医原性，外傷，腫瘍が挙献報告は認められなかったが，個別症例の集積であるたげられる5）．肺動脈仮性動脈瘤の発生頻度について，
Sbano らによる，血管造影が行われた喀血患者 76 名対象

図 3 胸部造影 CT（第 17 病日）．右肺動脈下葉枝に肺動脈仮性動脈瘤が認められる（赤矢印）．

表2著

図 4 肺動脈造影像．右肺動脈 A8b 末梢枝に仮性動脈瘤が認められる（赤矢印）．

感染性肺動脈仮性動脈瘤を呈した成人例

者

年齢

性別

原因疾患

治療

転帰原嵯峨
江原小林高山眞田
Haranaga
猿木上田
工藤
Morinaga

2778505373599048655163女男
女
男
男
女
男
男
男
男
男

感染性心内膜炎
感染性心内膜炎
感染性心内膜炎
肺膿瘍
閉塞性肺炎
感染性心内膜炎
肺膿瘍
細菌性肺炎
肺膿瘍
肺膿瘍
肺膿瘍

抗菌薬
抗菌薬
抗菌薬
コイル塞栓
コイル塞栓
コイル塞栓
抗菌薬
抗菌薬
外科的切除
外科的切除
外科的切除

軽快
軽快
軽快
軽快
軽快
軽快
軽快
軽快
軽快
軽快
軽快

引用

感染症学雑誌 76（2002）秋田県農村医学会雑誌 48（2003）
第 524 回日本内科学会関東地方会
日呼吸会誌 45（2007）
日気管食道会報 59（2008）
第 179 回呼吸器学会関東地方会（2008）
Intern Med 48（2009）
日内会誌 98（2009）
第 53 回日本呼吸器学会学術講演会（2013）
日呼外会誌 27（2013）
Int J Infect Dis 17（2013）

Lemierre 症候群による感染性肺動脈仮性動脈瘤

め出版バイアスの可能性があり，また低圧系（肺循環系）からの出血であったとしても Monchik らの検討から致死的となる可能性は十分に考慮され，積極的な精査および治療（塞栓術・外科的切除術）を検討する必要があると考えられた．
Lemierre 症候群に感染性肺動脈仮性動脈瘤を合併した成人例は検索しえたかぎりでは認められず，貴重な経験と考え報告した．
本論文の要旨は第 194 回日本呼吸器学会関東地方会（2011年 5 月，東京）で発表した．

1532012; 105: 283‑8.
4）Ramirez S, et al. Increased diagnosis of Lemierre
syndrome and other Fusobacterium necrophorum
infections at a Childrenʼs Hospital. Pediatrics 2003;
112: e380.
5）Nguyen ET, et al. Pulmonary artery aneurysms
and pseudoaneurysms in adults: ﬁndings at CT andradiography. AJR Am J Roentgenol 2007; 188:W126‑134.
6）Sbano H, et al. Peripheral pulmonary artery pseudoaneurysms and massive hemoptysis. AJR Am J

著者の COI（conﬂicts of interest）開示：本論文発表内容に関して特に申告なし．

Roentgenol 2005; 184: 1253‑9.
7）Sakuma M, et al. Peripheral pulmonary artery aneurysms in patients with pulmonary artery hypertension. Intern Med 2007; 46: 979‑84.

引用文献8）Monchik J, et al. Solitary aneurysm of the middle
lobe artery. A case report and review of solitary pe-1）Lemierre A. On certain septicaemia due to anaero-ripheral pulmonary artery aneurysms. Ann Tho-bic organisms. Lancet 1936; 28: 701‑3.

racic Surg 1974; 17: 496‑503.

2）Riordan T, et al. Lemierreʼs syndrome: more than ahistorical curiosa. Postgrad Med J 2004; 80: 328‑34.
3）Wright WF, et al. Lemierre syndrome. South Med J

Abstract

An infectious pulmonary pseudoaneurysm resulting from Lemierre syndrome: A case report
Yuta Adachi, Takashi Yamana, Hiroaki Saito, Takaaki Yamashita,Kazuhito Saito and Yoko Shinohara
Department of Respiratory Medicine, Tsuchiura Kyodo General HospitalA 28-year-old previously healthy male was admitted to our hospital because of severe pharyngotonsillitis
with septic pulmonary emboli; he was diagnosed with Lemierre syndrome. Although effective antibiotics wereadministered, pulmonary lesions worsened, resulting in massive hemoptysis, which was not fully relieved bybronchial artery embolization. Pulmonary artery angiography revealed a right pulmonary artery pseudoaneurysm. Embolization of this aneurysm completely resolved his hemoptysis. Infectious pulmonary artery pseudoaneurysms are rare but can be associated with fatal outcomes. In a case of hemoptysis secondary to bacterial infection, pulmonary artery pseudoaneurysms are to be considered.