症例報告

診断，治療効果判定に画像診断が有用であった
大動脈周囲炎の 1 例
Clinical Imaging for Diagnosis and Treatment Response in Chronic Periaortitis
星本 剛一 * 荏原 誠太郎 岡部 俊孝
荒木 浩 小原 千明 落合 正彦

山下 賢之介

山本 明和

斉藤 重男

薬師寺 忠幸磯村 直栄

Koichi HOSHIMOTO, MD*, Seitaro EBARA, MD, Toshitaka OKABE, MD, Kennosuke YAMASHITA, MD,Myong Hwa YAMAMOTO, MD, Shigeo SAITO, MD, Tadayuki YAKUSHIJI, MD, Naoei ISOMURA, MD,Hiroshi ARAKI, MD, Chiaki OBARA, MD, Masahiko OCHIAI, MD, FJCC
昭和大学横浜市北部病院心臓血管カテーテル室

要約

症例は 67 歳，男性．2008 年 10 月25日より腰痛，38℃台の発熱あり，改善傾向が認められないため当院を受診．採血検査にて炎症所見高値であったため造影 CT 検査を施行したところ，腹部大動脈下部から分岐部の壁肥厚所見とその周囲に不整な軟部組織陰影を認め，入院加療とした．PET-CTにて腎動脈分岐部から総腸骨動脈分岐部にかけての腹部大動脈周囲に異常集積を認め，MRI T2 強調画像でも同部位に高信号を認めたことから，大動脈周囲炎と診断した．安静にて症状改善傾向となり11月28日退院となった．しかし外来で疼痛は継続し間欠性跛行も出現するようになりABIも以前と比較して低下していたため，プレドニゾロンの内服を開始した．その後自覚症状が改善し，PET-CT，CT，MRIなどの画像データからも大動脈周囲の炎症は改善傾向となった．われわれは，大動脈周囲炎の診断，治療効果判定にPET-CTを中心とした画像検査が有用であったため，これを報告する．
<Keywords> 大動脈周囲炎
PET-CTMRICT
ステロイド

はじめに大動脈周囲炎は，炎症性腹部大動脈瘤（IAAA）や特発性後腹膜線維症（IRF）疾患群の総称である．IAAA では炎症と線維症は大動脈周囲に発生し，通常，腸管や尿管の閉塞はJ Cardiol Jpn Ed 2013; 8: 61 – 66

において大動脈周囲炎の診断，治療効果判定に PET-CTを中心とした画像検査が有用であったため，これを報告する．

症 例伴わない．一方，IRF では後腹膜で炎症性線維症が発生し，症 例 67 歳，男性．

大動脈瘤は認められない．IAAAは AAA（腹部大動脈瘤）

主 訴：腰痛，発熱．

で多いアテローム性 AAAとは異なり，また全身性血管炎と既往歴：2 型糖尿病，Leriche 症候群（1999 年），右内頸動も異なる．
その特徴として腎動脈下部の腹部大動脈に好発し，脈閉塞，左内頸動脈狭窄，陳旧性心筋梗塞（1982，2008 年）．

①動脈壁の際立った肥厚，②隣接する後腹膜の線維症，③動

喫煙歴：10 年前まで 20 本 /day×35 年．

脈瘤壁前方に隣接する臓器の高度な癒着の3つがある．また

家族歴：母 心筋梗塞．

これ以外に炎症による外膜の異常な拡張や赤血球沈降速度

内 服：アスピリン100 mg 1錠，塩酸チクロピジン100 mg（ESR）の上昇ならびに他の血清中炎症性マーカーの異常が1 錠，グリベンクラミド 2.5 mg 2 錠 /2×，ニフェジピン 20 mg認められる．今回われわれは腰痛を主訴として来院した患者

2 錠 /2×，プロプラノロール塩酸塩 10 mg 2 錠 /2×，硝酸イソソルビド 20 mg 2 錠 /2×．

* 昭和大学横浜市北部病院心臓血管カテーテル室

224-8503 横浜市都筑区茅ヶ崎中央 35-1
E-mail: starbook5160@gmail.com
2012 年 3 月 1 日受付，2012 年 6 月 1 日改訂，2012 年 6 月 12 日受理

現病歴：2008 年 10 月25日頃より腰痛，38℃台の発熱あり，改善傾向が認められないため11月4日当院整形外科受診するも，腰部 X 線写真上明らかな異常所見なく，経過観察となっVol. 8 No. 1 2013 J Cardiol Jpn Ed61

図1

入院時 CT（2008 年 4 月 12 日との比較）．

600 mg/day，クリンダマイシン（CLM）1,200 mg/day で開ていた．同月10日に当科受診．
入院時身体所見：身長 183.5 cm，体重 71.5 kg，血圧 150/60

始し，疼痛に関しては非ステロイド性抗炎症薬（NSAIDs），mmHg，心拍数 80/min・整，呼吸音清，心雑音認めず，頸ロキソプルフェンで経過観察していた．徐々に炎症反応は改部リンパ節腫脹なし，腹部平坦軟，圧痛なし，腰部叩打痛あ善傾向（11月28日では CRP 4.00 mg/dl）であったが遷延傾り，両下腿浮腫なし．

向であった．入院時に血液培養を 2 セット施行するも陰性で血液検査：WBC 7,020/μl（Neutr 66.6％，Lympho 23％，4あったため，シプロフロキサシン，クリンダマイシンは第 8

Mono 5.6％，Eosino 4.7％，Baso 0.1％），RBC 389×10 /μl，病日に投与終了とした．また抗核抗体，リウマトイド因子

Ht 34.5％，Hb 12.2 g/dl，TP 6.8 g/dl，Alb 3.2 g/dl，T-bil（RF），抗好中球細胞質抗体（ANCA）なども陰性であった．

0.4 mg/dl，GOT 21 U/ℓ，GPT 33 U/ℓ，γ-GT 112 U/ℓ，

入院中に施行した 18-fluorodeoxyglucoseを用いた PET-CT

BUN 11.2 g/dl，Cr 0.8 mg/dl，CK 70 U/ℓ，LDH 172 U/ℓ，

（図 2）では，腎動脈分岐部から総腸骨動脈分岐部にかけてNa 137 mEq/ℓ，Cl 103 mEq/ℓ，K 5.0 mEq/ℓ，CRP 12.05

腹部大動脈周囲に異常集積をMRI T2 強調画像（図 3）ではmg/dl，T-cho 104 mg/dl，LDL-cho 56 mg/dl，空腹時血糖高信号を認めた．高安病や巨細胞性動脈炎，感染性動脈炎な値 353 mg/dl，HbA1c（JDS 値）7.3％，赤沈 1 h 99 mm，2 h

ども鑑別にあげられたが，通常これらの病態では大動脈周囲122 mm，FDP ＜10 μg/ml，D-ダイマー ＜1.0 μg/ml．の肥厚は認めず，血液培養が陰性であったことから，大動脈標準 12 誘導心電図：洞調律，正常軸，脈 82．

周囲炎と診断した．安静にて腰痛症状は改善傾向となり11月

胸部 X 線写真：CTR 46.2％，心拡大，肺うっ血なし．

28日に退院，外来通院となった．

炎症所見高値であったため造影 CT 検査を施行（図 1）し12 月8日の外来では，疼痛は継続し Fontaine 分類 2 度の間たところ，腹部大動脈下部から分岐部の壁肥厚所見とその周欠性跛行症状も出現するようになった．血液検査では CRP囲に不整な軟部組織陰影を認め，入院加療とした．当初感染

2.44 mg/dlと炎症は遷延していた．もともとLeriche 症候群性大動脈瘤を疑い血培施行後，シプロフロキサシン（CPFX）があったため ankle brachial pressure index（ABI）は低値

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J Cardiol Jpn Ed Vol. 8 No. 1 2013大動脈周囲炎

図2

入院中 PET-CT．

ではあったが，4カ月前と比較して（右0.84→0.58，左0.80→0.66）も右 0.63，左 0.68と改善傾向であったため，5 mg/dayまで減と著明に増悪していた．この時点でプレドニゾロン 20 mg/量した（図 6）．海外文献からコルヒチン投与によりプレドニday で内服開始とした．12 月22日には CRP 0.31 mg/dl，赤ゾロン投与量を減らしその後の再発の予防につながるとの沈 1 h 20 mm，2 h 47 mm，間欠性跛行と炎症反応は改善傾報告があったため，コルヒチン 0.5 mg を 2009 年 6 月22日か向であり，腰痛も夜間のみに出る程度になった．間欠性跛行

ら開始した．その後，炎症反応の再燃，画像診断の悪化を認についても最寄りの駅まで歩いて行ける程度まで改善した．

めないことを確認しながら 7 月27日にプレドニゾロンを 2.5

2009年1月5日の血液検査ではCRPが0.09 mg/dlとほぼ陰転mg に漸減し，2010 年 2 月22日には投与終了したが現在症状化し，赤沈も1 h 8 mm，2 h 21 mmと改善傾向であった．腰の悪化等は認めていない．

痛，跛行症状ともに改善傾向であったが ABIは右 0.5，左 0.64と改善傾向はみられなかった．
その後炎症所見上昇を認めず，

考 察

プレドニゾロン 20 mg を 8 週間継続投与後に再び PET-CT

今回，大動脈周囲炎の診断，治療に画像検査が有用であっ（図 4）検査を施行したところPET-CT では明らかに大動脈周た．大動脈周囲炎ではCTにより腹部大動脈周囲の低吸収域囲の異常集積は改善傾向となり，同部位の standardized up-な軟組織が描出され，通常は造影剤使用後にエンハンスされtake value（SUV）も3.44（2008 年 11月18日）→ 1.96（2009る．MRI では，大動脈周囲炎は T1 強調イメージの低信号と年 4 月30日）と減少していた．また CT（図 5）でも腹部大動

通常 T2 強調イメージの高信号で描出される 1,2）．PETによる脈の肥厚は改善し，その周囲の軟部組織陰影もほぼ消失してFDP 集積は組織のブドウ糖代謝を反映しており，悪性腫瘍のいた．動脈の内腔は前回よりも拡大していた（10.6 mm→18.5

糖代謝異常はもちろん生理的な糖代謝の変動や，炎症などのmm）．血液データ，画像所見，自覚症状に改善傾向が認め病的な糖代謝異常も描出される．そのため PET は大動脈周られたため，プレドニゾロン10 mg/dayに減量した．さらに囲炎の腫瘤の活動性の評価や炎症部位の特定，感染悪性新8週間後の血液検査からも炎症反応の再燃は認められずABI生物による二次性の大動脈周囲炎を明らかにし，さらに病気

Vol. 8 No. 1 2013 J Cardiol Jpn Ed63

図3図4

入院時 MRI T2 強調．

PET-CT 集積の変化．の再発のときに集積が認められるので follow upにも有用である1-4）．

うかを画像的に判断することが可能であった．
大動脈周囲炎の最大の危険因子は喫煙と男性である2,5）．本

本症例では CTにて大動脈壁の肥厚，周囲の不整な軟部組症例も男性であり過去に喫煙歴も存在していた．大動脈周囲織陰影を認め，MRI，PETにて診断に至ることが可能であっ炎の病因は不明であるが，Hellmannらは免疫組織病理学的た．さらに治療前後で PET-CTによるFDG 集積を比較する

知見から，大動脈周囲炎が外膜に限局する抗原に対する免疫ことにより，ステロイド治療により炎症が改善しているかど反応に由来することが示唆されると指摘している 6）．また酸64

J Cardiol Jpn Ed Vol. 8 No. 1 2013大動脈周囲炎

図5

Follow up CT（入院時との比較）．

CPFX 600 mg/day
CLM 1,200 mg/day

Prednisolone 20 mg/day

10 mg/day

5 mg/day

12.05

12109.65

85.99

6CRP

4

43.62.15

右0.58
左0.66

右0.50
左0.64

右0.50
左0.61

/04/2

4020094/0909/03/202009/0/03/109

20025

000/02/2308
2/4/01/2909/020/0120092/2508/1/1020252008/121/0/1

図62008/1/110820ABI0.3

0.09090.31
0202.442009/0

退院

2右0.63
左0.68

CRP と ABI の推移．

Vol. 8 No. 1 2013 J Cardiol Jpn Ed65

化 LDL や腹部大動脈周囲のアテローム性プラークへの局所チンを開始しステロイドの中止に成功した 8）．これはコルヒ的な自己免疫反応であるとの報告や最近では全身性血管炎チンの抗炎症，抗線維化効果によるところが大きいと考えらの局所症状であるとの報告もある 1,6-10）．本症例は原疾患としれる．現在発症から3年以上経過しているが再発などは認めてLeriche 症候群が生じるような動脈硬化を腹部大動脈に生ていない．

じていたため，これが抗原となった可能性を考えることができる．現在のところ大動脈周囲炎が全身性自己免疫性疾患である可能性について統一した見解は報告されていない．少なくとも本症例では膠原病等の全身性自己免疫疾患は否定的であった．
治療に関してはステロイドが効果的であり臨床症状，急性期反応の軽減，後腹膜の腫瘤のサイズの縮小と閉塞性合併症の改善に役立つ 1,8,10）．それにもかかわらずまだ文献的にほとんどのケースが報告されていないので，治療期間，治療効果とその継続に関してはまだ不確かであるとされている．アザチオプリンなどの多くの免疫抑制薬（シクロホスファミド，およびメトトレキサート）はステロイドへの反応性が不良の時やステロイドの漸減できないときに使用される8,10）．本症例
では炎症の遷延と，ABI の悪化所見がステロイド治療の選択を早めたこととなった．ABIの悪化は炎症による大動脈内腔の狭小化が原因と考えられた．実際，炎症が改善し大動脈内腔が確保されるに従ってABIは改善傾向となった．ステロイドの使用量に関しては，海外の報告では後腹膜線維症に対して初回はプレドニン 60 mg 隔日内服から開始し 5 mg/dayとなるまで 2カ月ごとに漸減するケースもあった．われわれはこのプロトコールは日本人にはやや高用量であると考え，20mg/dayから開始し2カ月ごとに10 mg→5 mgと減量とした．
本症例は 2 型糖尿病が既往にあり，可能であればステロイドを漸減させる必要があった．コルヒチンをステロイドに併用
するとステロイドの投与量を減らすことができ，かつその後の再発のリスクを減少させるとの報告があったため，コルヒ

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J Cardiol Jpn Ed Vol. 8 No. 1 2013

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