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日本小児放射線学会雑誌症 例 報 告

自己凝血塊による塞栓術を施行した
外傷性（High-flow type）持続勃起症の小児例
近藤睦子，河野達夫，藤田和俊，松井善一1），佐藤裕之1），西村
東京都立小児総合医療センター

放射線科，同玄泌尿器科1）A case of pediatric post-traumatic (high-flow type) priapism treatedwith autologous blood embolization
Mutsuko Kondo, Tatsuo Kono, Kazutoshi Fujita
Zen-ichi Matsui1）, Hiroyuki Sato1）, Gen Nishimura
Department of Radiology and Urology1）, Tokyo Metropolitan Children＇s Medical Center

Abstract

Priapism is classified as either low-flow type or high-flow type. High-flow priapism (HFP)

usually results from penile trauma injuring the wall of the cavernosal ar teries with subsequent
increased blood flow into the cavernous bodies. Low-flow priapism (LFP) is ischemic in nature,
results from venous obstruction and is an emergency. Current data show that the incidence ofpriapism in the general population is low (0.5-0.9 cases per 100,000 person-years). LFP is the mostcommon form of priapism, accounting for more than 85% of all priapism episodes. HFP is a rare
condition in childhood. We present a case of a post-traumatic HFP in a 4-year-old boy treated withautologous blood clot embolization.

Keywords high-flow priapism, color doppler ultrasonography, embolization, autologous blood clot

はじめに持続勃起症は，血行動態によりhigh－flow type 持

0.9 人と稀な疾患で1），約 85％が LFP といわれ1～3），小児の HFP は稀な疾患である1，2，4～5）．

続勃起症（high－flow priapism：以下 HFP）と low－

今回われわれは，自己凝血塊による動脈塞栓術

flow type持続勃起症（low－flow priapism：以下LFP）を施行した外傷後 HFP の小児例を経験したのでの 2 種に分類される1～20）．HFP は主に外傷により報告する．

生じ，陰茎深動脈などが損傷を受け動静脈瘻（動症脈－海綿体洞瘻）が生じ，陰茎への動脈血が流入過剰となる．LFP は血液疾患などに続発し，1～20）

例

症例：4 歳男児

静脈灌流が障害され虚血となるため緊急性が高い

現病歴：母親が陰茎の腫脹に気づき，近医を受病態である診．翌日になっても症状が改善しないため，精査．本症は，10 万人あたり 0.5 ～

1，2，4～15）

原稿受付日：2014 年 2 月 3 日，最終受付日：2014 年 5 月 8 日
別刷請求先：〒183－8561

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東京都府中市武蔵台 2 － 8 － 29

東京都立小児医療センター

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加療目的で当院へ紹介受診となった．受診の一週塞栓術が考慮され，翌日，血管造影の前に治療間ほど前に 50 ㎝ほどの高さから落下し尻もちを対象となる血管を絞り込むため可能な限り低線量ついた外傷歴があった．

で造影 CT を施行した．矢状断像再構成画像にて，初診時現症：陰茎は緊満のない勃起を呈し，疼

陰茎は勃起状態であることが確認できる（Fig.2a）．

痛はなかった．陰嚢部に擦過傷，陰茎基部に約

陰茎右根部に類円形濃染域を認め（Fig.2a 矢印），1 ㎝大の紫斑を認めた．陰茎全体の発赤は認めな

この病変周囲主体で右陰茎海綿体は淡い濃染を呈かった．

していた（Fig.2a，b 矢印）．左根部にも類円形濃染

血液生化学的検査所見：特記すべき異常所見なし．

像を認めた（Fig.2b 矢頭）．動脈－海綿体瘻／仮性画像所見：初診時 US にて，右側優位で陰茎海綿動脈瘤と診断した．CT angiography 3D 再構成画体に拍動性の血流増加を認めた．短軸像にて，両像では，陰茎根部に動脈－海綿体瘻／仮性動脈瘤

側陰茎根部に拍動性血流を伴う無エコー域を認を認め（Fig.2c 矢頭），左内陰部動脈と連続性が疑めた（Fig.1a）．同長軸像にて，左陰茎深動脈は途われた（Fig.2c 矢印）．

絶し（Fig.1b 矢印），この途絶部に同様の無エコーまずは圧迫治療が施行されたが，症状の改善を域を認めた（Fig.1b 矢頭）．右陰茎深動脈の連続性認めなかったため当院初診から約 1 か月後に，全は保たれていたが（Fig.1c），血管外に突出する同身麻酔下で血管撮影および自己凝血塊による動脈様の無エコー域を認めた（Fig.1c），両側陰茎深動塞栓術を施行した．

脈損傷に伴う動脈－海綿体瘻 / 仮性動脈瘤と診断

血管造影：CT 所見より，左内陰部動脈分枝の関した．

与が強く疑われたため，右鼠径部からアプローチし，左内腸骨動脈造影，選択的左内陰部動脈造影以上より外傷性 HFP と診断した．

a bc
Fig.1
Initial Color Doppler US
a : Transverse image of the proximal penis showsbilateral arterial-sinusoidal fistula/pseudoaneurysm (arrow).
b : Longitudinal image of the left corpus cavernosum penis shows discontinuous deep penile
artery (arrow) and arterial-sinusoidal fistula/pseudoaneurysm (arrow head).
c : Longitudinal image of the right corpus cavernosum shows arterial-sinusoidal fistula/pseudoaneurysm (arrow).

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日本小児放射線学会雑誌を施行した．左陰茎深動脈は口径不整で狭窄性変動脈－海綿体瘻 / 仮性動脈瘤を疑う所見（Fig.4b化を呈し（Fig.3a 矢印），同部から造影剤の血管外矢印）および右陰茎海綿体の血流増加所見を認め，漏出像を認め楕円形貯留を呈した（Fig.3a 矢頭）．

損傷血管の再開通を疑った．症状のわずかな再燃

これと連続して左陰茎深動脈の遠位部が描出さも認めたため，追加の塞栓術を考慮し，血管造影れ，直後に右側にも類円形の異常濃染を認めたを施行した．

（Fig.3a 曲矢印）
．連続して逆行性に描出された右右内腸骨動脈造影，右内陰部動脈造影を施行し陰茎深動脈は口径不整であった．両側陰茎深動脈

たが明らかな異常濃染像は指摘できなかったた

損傷，動脈－海綿体瘻 / 仮性動脈瘤と診断した．

め，左内腸骨動脈造影，左内陰部動脈造影，左陰自己凝血塊を用い，左陰茎深動脈の塞栓術を施

茎深動脈造影を施行した．いずれの造影でも明ら行した．塞栓後の造影にて異常濃染像が消失した

かな異常濃染像は指摘できなかった . 術前の US 所ことを確認し（Fig.3b），手技を終了した．

見にて，右陰茎海綿体の血流増加所見を認めてい

塞栓術後経過：塞栓術翌日の US では，陰茎海綿たことから，少量のゼラチンスポンジにて右陰茎体の動脈－海綿体瘻／仮性動脈瘤所見は縮小傾向

深動脈の塞栓を施行した．

を呈したものの残存していたが，塞栓術 1 か月後術後の US 所見にて，左陰茎根部に無エコー 1の US では（Fig.4a），陰茎左根部病変はほぼ消失域が残存していたがカラードップラーにて内部にしていた．
右根部病変は縮小し不明瞭化していた．

血流は確認できなかった（Fig.4c 矢印）．血栓化しているものと思われた．

塞栓術 2 か月後の US にて，再度陰茎左根部に

a bc
Fig.2
Contrast enhanced CT
a : Sagittal reconstruction image of arterial phaseshows erection and extravasation of contrast
material (arrow). There is faint enhancement
within the right corpus cavernosum penis.
b : Axial image of delayed phase reveal enhancement of right cavernosal body (arrow). There isan arterial-sinusoidal fistula/pseudoaneurysm
within the left corpus cavernosum penis (arrowhead).
c : 3D-CT angiography shows bilateral arterialsinusoidal fistula/pseudoaneurysms fed by aleft pudendal artery.

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Fig.3 Angiographya : Selective angiogram of the internal pudendal artery reveals extravasation of contrast material (arrowhead) from the torn vessel (arrow), an appearance indicativeof arterial laceration. There is another extravasation of contrast material by the left
side lesion (curved arrow).
b : After selective embolization with autologous blood clot, angiogram shows successful of occlusion of the fistula/ pseudoaneurysm.

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a b

a bcFig.4
Transverse color doppler image of the proximal
penis
a : 1 month after the embolization :		Bilateral arterial-sinusoidal fistula/pseudoaneurysm have been diminished.
b : 2 month after the embolization :		Recurrence of bilateral arterial-sinusoidal fistula/pseudoaneurysm is demonstrated.
c : 3 month after the second embolization :		The right arterial-sinusoidal fistula/pseudoaneurysm have been diminished. There is thrombosed arterial-sinusoidal fistula/pseudoaneurysm within the left corpus cavernosum penis(arrow).

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日本小児放射線学会雑誌

Table 1

Key findings in the evaluation of priapism

Findings

HF type

Physical examination

Incomplete erection, partially rigid the corpora
cavernosa (soft and compressive)

Complete erection, tender, edema

Penile pain

Seldom present

Usually present

Past history

Penile trauma

Blood abnormality, hematologic malignancy

Arterial blood pattern

Acidosis, PCO2>60 mmHg, PO2<30 mmHg,
pH<7.25

Color doppler USHigh arterial-type blood flow, elevated flow
velocities, turbulent flow, focal blush ofpulsatile, aneurysm/arterial-sinusoidal fistula,patency of the deep dorsal and cavernousveins.

Decrease arterial flow, venous out flow
obstruction

Cavernography

Shunt

Pooling of contrast materials

Cavernous blood gases

術後症状は改善傾向で排尿等の日常生活は問題なく，2 年ほど経過している．

考

動脈造影などがあげられる1～20）．鑑別点は Table 1に示す．
本症の画像診断の適応について，US は非侵襲察的で簡便であり被ばくがなく，はじめに施行すべ持続勃起症は，性活動と無関係に 4 ～ 6 時間以上続く勃起状態をいう

LF type．血行動態により，①HFP

1～3）と，②LFP の 2 種に分類されるき検査である．AUA（American urological association）のガイドライン2）でも，カラードプラ－US の．HFP はほとん

重要性が示されており，US のみでも病態の把握

1～18），LFP のほとんどが背が可能な症例も多い．カラードプラ US での診断

景疾患として鎌状赤血球症，白血病，凝固異常な能は sensitivity 73％，specificity 100％とされ1，2，9），

どに続発する1，2，4～15）．10 万人あたり 0.5～0.9 人と将来的には他の検査を省くことが可能とも考えら

稀な疾患で，50 歳代が最も多いとされる1）．持続れる．

1～18）

どが外傷により発症し，小児症例では約 95％が LFP

MR 検査も US 同様被ばくがないが，適応についといわれ4），小児の HFP は稀な疾患である1，2，4，5）．ては議論のあるところである．LFP に対しては，外傷性は小児持続勃起症の約 10％程度とされる4）．

組織の線維化や平滑筋の壊死の評価に有用とされ

HFP は外傷により陰茎深動脈などが損傷を受けているが1，21），HFP では末梢の陰茎内の血管の損動脈－海綿体洞瘻が生じ，陰茎への動脈血が流入

傷や小さな動脈－海綿体瘻の描出は困難で有用性過剰になった結果，流出系の受動的閉鎖・相対的は限定的である1，21）．

勃起症の約 85％1～3）な静脈閉塞の病態を呈する1～20）．一方 LFP は，静脈CT 検査については，AUA および EAU（European灌流が障害されることにより虚血となる1，2，4～15）．

Association of Urology）のガイドラインに記載は発症十数時間で平滑筋に変化が生じ，24 時間を超ない1，2）．しかし，外傷性 HFP の診断は臨床所見えると内皮細胞や平滑筋の壊死，陰茎海綿体の線と US でなされても，治療に塞栓術が考慮された維化が生じ，勃起障害が発生する．緊急性場合，治療対象となる血管評価のため実際には造が高い病態で，診断後ただちに治療が必要である

影 CT 検査を施行することが多いと思われる．そため，両者のすみやかな鑑別は重要である．の際，特に小児症例では被ばくを考慮する必要が

1，2，4～15）

両者の鑑別の診断方法には，1）
陰茎海綿体の膨張の度合・疼痛の有無などの臨床所見，2）
血液疾患の有無や外傷歴，3）陰茎海綿体の血液ガス分析，
4）ドップラー US，5）陰茎海綿体造影，6）内陰部

64あり，CT 撮像条件に注意し，可能な限り低線量での撮像が望まれる．
HFP の治療方針には，一定のコンセンサスは得られていない．

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AUA のガイドライン2）では，まずは経過観察とある．Donaldson ら4）は，無治療経過観察期間は 6

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まとめ週間以内とし，その際 2 週間おき臨床所見および自己凝血塊による動脈塞栓術を施行した外傷性US での評価を行うことを推奨している．小児症

HFP の小児例を報告した．本疾患は稀な疾患で，例では，会陰部を指で圧迫し症状の消失をみるこ

長期の経過観察に一定のコンセンサスは得られてとが，HFP の診断および治療につながるとされ，おらず今後の検討が望まれる．

piesis sign と呼ばれている．しかし，圧迫療

18，19）

法も無効例が多い1，2，4，5，7，10，12，13，16，17）．
圧迫療法が奏功しない場合において，第一選択されるべき侵襲的治療は血管内治療である1，2，4）．
1977 年に Wear ら20）が自己凝血塊による内陰部動脈塞栓術が奏功した症例を報告し，以来同治療法が広く用いられるようになった．
塞栓術を選択した場合，塞栓物質には自己凝血塊やゼラチンスポンジのような一時塞栓物質と，金属コイルや NBCA（n－butyl－2－cyanoacrylate）のような永久塞栓物質がある1，2，4，5，7，8～13，17，18，20）．両者の奏効率にさほど差がないが1，2，4，6，11，16），一時塞栓物質による塞栓術後の再発率は 30～40％と言われ，追加塞栓術が必要な症例は少なくない1，2，4，5，9，10～12，16，17）．
しかし，合併症発症率はコイル塞栓術 39％に対し一時塞栓物質は 5％と報告されており2，6，11，16），一時塞栓物質を選択することが多い1，2，5，7，9，10～12，16，17）
Cantasdemir ら12）は，自己凝血塊を用いた塞栓術により治癒した外傷後 HFP の小児 7 例を 5 ～ 8 年間経過観察し，勃起障害を生じた症例はなかったと報告している．EAU のガイドライン1）によると塞栓術後は，臨床所見と超音波検査での経過観察により，追加塞栓の必要性を検討するのが望ましいとされる．
本症例においても，小児である点，合併症の発症リスクを考慮して自己凝血塊による塞栓術を施行し，追加塞栓が必要であったが，合併症なく経過している．
HFP は緊急性が低く，約 60～70％の症例で自然軽快するとも報告されている1，2，6，11，12，15）．しかし，経過観察症例の 29％で勃起障害が生じていることから1，2，6，11，12），圧迫療法が奏功しない場合は，早期に比較的低侵襲でかつ合併症が少なく，効果的な動脈塞栓術を考慮すべきと思われる．

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