VoLl8No､2,2()0２９５

報
症ｊ例報告Ｉ

急'性腹症によ'ﾉ発症した後腹膜腔及び
Retzius腔襄胞状リンパ管腫の２例
小角ll1L1窪田昭ﾘ)')，米倉竹犬，職IIiⅡ真治，大||;1］食，□）|:親Iiﾘ1')，１｣｣|ﾉl勝治'）
近畿大学医学部奈良ｿ,)i院小児外科．近畿大学医学部第二外科l）

TWoCasesofCysticLymphangiomaManifestedasAcuteAbdomen
AdsingfromRetroperitoneumandRetziusSpace

TakuyaKosumi,AkioKubota1),TDakeoYonekura,SmiiHirooka,MitsuguOowari，NoriakiUsuil),KatsUiiYamauchil）Ｉ)epartmenlo[PediatricSuHgely,NaraHospital,KinkiUniversilySchoolo｢McdicineI)Ｃｌ)artmentofSurgclylI,I(inkiUniversityScl1ool()fMedicil1el）
ＡｂｓｒﾉYUcll
ADS/'YUClllWepresenMwocaseso｢cys[iclymphangiomaarisingliDmretroperitoneuman(lRclzius

space,whichpresen[edasaculeabdolnen，Ｃａｓｅｌ，a9-year-01dboyunderwentlapar()[()ｍｙ［orsuspectedacuteappendicitis､Laparotomy1℃vealednointraperitoneallesion,whilearetrol〕critoneal
masswasnoted・Hewas1ransferred［()()l1rinstitutionbecauseof“intraabdolninallnass”andprogl･essiveanemia・RepeatedCTan(Ｉ〔ＪＳｓｌ]owedamulIil()cularcysticmasswithsolidc()ntents
attachedt(）ｔｈｅｂｌａ〔lder,whichsuggGsIedcysticlesionswithllemolThageintheRetziusspace・OperaIiol1loundmultilocularhemolThagiccystsintheRetziusspace,anditwasdiagnose〔lascysticlymphangiomapathologically・Ｃａｓｅ２,a7-yea1造01．boypresenIedwithrighllowerabd()mina1pain
with〔]()l()r()ｕｓｍａｓｓａｎｄｍｕｓｃｌｅ〔le[ense・ＣＴｓｈｏｗｅ〔Ｉａｃｙｓ[iclesionintheretrol〕eril()neum、
There[bre,［hcpreoperaUvediagnosiswasinlectiouscysticlyn1I)hangiomao［theretroperiI()neum，ｗｈｉｃｈｗａｓｃ〔)nlirmedbyoperationandpathology・Inconclusion,ａｎin(bctiouscystic]ymphangioma
arisinghDInRelziusspaceorretroperitoncumshouldbeaddedLothegamutofacuteabdomen．
K直ywoJYlsl〈ZyWo1rAlCystibLymphangi｡ma,RetzjUsspace,Reimpe"toneum,Acureabdomen

はじめに''x'１lx膝に充''ｉするものはほとんどがjl1(》ii状で。

他疾忠の検代'１１や手術''１あるいはFfl,検,,,に偶然

嚢胞状リンパ管脈はリンパ管の発′１２学｢1ﾘﾂ鮒

発見されることが多い2)．稀に症状をＩＩＬするもであり，２波までに約90％が発症する．好発部のは鍵胞によるＩ１ｉｉ１辺臓器の圧迫症状Ⅲ瀧胞の破裂による'''１１'M1炎症状あるいは嚢胞,ﾉﾘ},ＩＩｌｍｉｉ１５である．艇胞'ﾉ'感染による）iii状が初発症状であったとする､ＷｉはWiiである2~4)．我々は，過(↓Ⅱ:ll2症

位は弧M１（75％)，１１１１街（20％）などの皮lfllij（部組織|人|が人ＮＩＩ分を,Iiめ，縦陥，１１輿ﾙｾﾞ1ﾉﾘがこれに次ぎ‘後llH1Ml鵬は比llijji的１１１である')．lilliに後原稿受１１.'１
別刷rilli求光

2002年２１１１９１１，雌終受|､１１１：2002年5112711〒630-0293茶良ＩＭ三駒Ilj△''111111248-1
近維大学医学部奈良病院小ﾘﾑ外科小角卓uＬ３７

９６１｣本小児放り１級学会雑Ｉ誌をきたした腹膜外１１墜部鍵胞状リンパ槽Ⅱ[の２例

胞性腫瘤により勝ﾙﾋﾞはﾉU2II1llの前壁より圧排されを経験したので報告する．ていたが．liIjlljlIとの境界は1ﾘ1脈で，没潤傾向はなかった．Ｔｌ強,淵でlllM1i+j，Ｔ２強調で,柵言号の症例部分と，Ｔ１強,淵で等－，州!.;号．Ｔ２強調で低一症例１：９歳男児

等１,二;号の部分が認められ､褒胞|ﾉﾘ(1)lmが疑われ

主訴：1似腔１人１１１１KｶWおよび進↑jWl翁ＩＩＬ

た（Fig.1）」〕,l病歴：２１ＭiにIlHNIlをlMil』られたが|:#紬する

水院受診１１$の１１１１i像)ﾘ↑脳llXIWjlZ11lf波検査で，勝ﾙﾋﾞの左IjiilWfに接してＷifを１１|:った_ﾆﾙﾄﾞ性の嚢ｿ,liiみはなかった．’|ﾘ1より|《１１１K部》稲と発熱がiLHi現し近医を受診した．受診'1Ｗ)検侮所兄で幟度のlfllIIjkの.け卜とCRPのけ|・をIMIめた．また，筋性防御を認めたため急lVl:11（![炎と診Ilili:され，虫垂切除術を受けた．

１１１mを認めた（Fig.2)．ルl<略系を検査するために，I)IＰ（Ｄｌ･il〕I､[usionPyel()graphy）を施行したが，勝11)Ｉｉは搬外性にｲr1〈〃に圧排されている以外に異常は,認められず．１ﾉl(路とも関述は否定さしかし，ＬＭＺ突起には炎viiimT児は認められず，れた（Fig.3)．造形CTで，膀胱のﾉflii方に．

その他腹腔内に典常はなかったが，l伽HiMilliiから後腹膜にかけて膨隆を認めた．手術翌Ⅱの
ＣＴ，およびMRIで腹腔|ﾉﾘ１１１K瘤が疑われ１貧血も進行したために､ＬＷｌに紹介された．
既tl：雁：以1〕iよりlJilﾉ1<を,洲めていた．
人|淀時１１１１学所見：体洲37.4℃で下'1厘部i'三【１１超瀞波で認められた鍵l11を,栂めたル鮒の内部に，１６Cu,大のﾙ晩iを細あた．また，lI1j1i(↑そ部には,認めなかった．１１１１t瘤は'１II1iIIII:を認めるようにlclll大のリンパ節を４～５１１１１１１ずつ,ＭＩＩめた．

なったが，大きさに変化は,魁めなかった．以｣二の''１１i像〃『),Lおよび脇↓i(経過より，ReIziusll空の鍵胞性病変にlIIlmがDl1わったものと診Iui:し，入院後２週lAll1にＦ術を他↑几た．
Ｐ術所1,iL：Retzius脈にﾊﾞﾄﾞい皮IU1に慨われた
鍵胞を認め，｜ﾉﾘ部はlml11KをI､卜っていた．鍵胞は入院時検洲ﾘ『),L：Iｻﾞ'1Ⅲjjl(7’5×103/mnil,洲《101球3.82×106/ｌ１ｌＤ１１，ヘモグロビン10.59/dM,ヘマト
クリット32.2％，CRP13.6Ⅲg/dMl，〃i(比1,.015］
洲Ⅲ（_）班''１（±）であった．その他に異常
所兄は認めなかった．
前医院のl1IIil卿１T兄：前腕の術後のMRIで，蕊一叩距》一一》〉〉》．●

し液体と擬lil塊の貯冊を疑わせ，ハii]ljMとの境界はlﾘ]隙であった（Fig.4)．
入院経過：来院後，｜ﾌﾟ〔'１ﾐﾊﾟ'１投５．により，入院
３I1I1にCRPは１１２↑|;化した．検査上ftlHLの進行

幾つかの隅VIiiをｲi｢し，｜ﾉﾘ容物は､Iilll1iiとリンパｊＬ■■

繩ｂ’１ｌ|〆
谷･鶴ド

Fig.１ＭＲＩ（Casel）
MRI0onedayafterapl〕cndectomyatlheprevioushospitalshowsamll1(icysticmassc()mpressing
thele雌anleriorwau0[thcbladder､Ｔｈｅi〕orderiswelldemaI･caIed、

Largearrowsshowurinalybladder､Multicysticlesion(smallarrows)consistsoInuidcollection；lowintensilyonT1WI（c）andhighintensityonT2WI（c'),bloodcolleclion；relativelyhighon
T1WI（１））relativelylowintensilyonW211（b，)andmixtures()[both．
3８

閃●鰹aには．隔壁を認めるとともに，モザイク状を呈VoL18No､2，２００２９７■■。
h可U-IS〆ｉＷＩ鰯蠕

■Ｉ

０1１

鰄：胃》:１．，１雫Ｉ

M'騨Wil川ＧｄＩ

Fig2U1trasonography（Ｃａｓｅｌ）

Ultrasonographyshowsthesamefinｄｉｎｇｓａｓ

i jl IＭＲＬ

Ｌａｌｇｅａｒｒｏｗｓ；urinarybladder・Smallarrows；MulticysUclesion．

鰐厨Ａｂ

■明や凶’

１矢ＭｍＬ

１１『、Fig.３ＤＩＰ(DriplnfusionPyelography)(Casel）

DIPshowsnocommunicationofurinarytract
withacysticlesion，whichcompressesthe
bladderexternally（arrows)．

■
可冠｝》

巴ヨ

Ⅱ

鍼Ｉ
ｒ角川凶１１露■

Fig4EnhancedCT（Casel）

TheenhancedCTshowsamulticysticｍａｓｓ（arrows）withmosaicappearance,suggestingmtracystichemorrhage．

蕊Fig50perativefindings（Casel）
Laparotomyrevealedamulticysticmassin
RetziusspaceadjacenItothebladder､Ｔｈｅ
cystscontainedbloodcoagulation,Iymphatjc
fluidandamixtureofUTＧｔｗｏ－3９

９８日木小児放射線学会雑誌

人院時｣'11学的所見：体温38.5℃で，回盲部を液で満たされていた．さらに，勝11)【につながる尿||奥瞥を認めたが，腫瘤との交通は認められな｢１１心に筋Iｿﾞ|:防御を伴う限Ｍ性１１ﾐﾘ１桁と同部にかった（Fig.5)．

１１５×l2cln大の腫瘤をｌＷＩＬた．また，直腸診にてダグラス嵩に圧痛を認めた．

病理組織所見：蕊胞内而は－ﾙﾄﾞの|ﾉﾘ皮細胞で入１１光時検査所見：白血球18.3×103/mni赤[Ⅲ
球4.75×106/mDi，ヘモグロビン13.79/d`，ヘマ
トクリット40.7％，ＣＲＰ6.3mg/dMと炎症所見を被われていたことより。嚢胞状リンパ櫓;雌と診断された．内容物の培養ではiI11iXiは認めらなかった．

術後は良好で９日目に退院した．

認めた．

ｌｌｌ１ｉ像所兄：ＣＴにて右後腹11剛聰に8×7clllの嚢以前に認められていた頻尿も認められなくなっ胞性ﾘﾊﾟ変を認めた（Fig.6)．
淀|ﾀﾞ'１１を経験していたので，術Iii診断は，後腹膜鵬の感染性嚢胞性リンパ笹IMiであった．

た．
症例２：７歳男児

主訴：イｉ「腹部病手術所見：腹腔内に虫垂炎などの異常は認め

現病歴：右下腹部痛と発熱を主ｉｉ１ｒに近医を受診し，急性虫垂炎と診断され，.F術を１－|的に当なかった．llJl盲部から肝下縁に至る後腹膜腔に科に紹介された．

嚢胞性'１１K瘤を認めたので，それを摘出した(Fig.7)．IHlMに強い炎症性変化をi認めた．内容物はリンパ液で満たされていた．

『■。

四・」

ＬＩ)iJ1Mﾙ１１縦所見：蕊胞状リンパ櫛『１１と診断し再た．1ﾉﾘ容物の培養で,細崎は認められなかった．
考察

ド
Ｉ淀

腹腔|ﾌﾞﾘに発症する嚢胞状リンパ橘;ＩＩＥの大多数|，はIMllli111卿)j(発であるが比較的稀に後腹膜腔に発生する．文献的には約100例が報併されている2)．

］

ひＥ

Retzius腔発ｌｉ:として報告されたりi:例は検索し得た|U㈹では認められなかった．

'剛Ｉ~５１割 釘
ＥＭＩ目Retzius腔とは，後腹脱の一部であるが膀胱前而の後腹膜の部位を言う．腹膜外腹部襄胞性,草■ＰＳ■■可■▽ロ■囚■｜loU1トリi11jU

ＬlII1
DHｌｌｉ

Ｉ

P'I

51月I
2IIU
ＲｈＩ１｣lImIll

Fｉｇ６ＣＴ（Case2）PlainCTshowsasinglecysticmass(alrows)，

１１×５cmindiametel-，ｉｎｔｈｅＴｅｔｌ･operitonea］

ｓｐａｃｅ．

4，

Fig70perativefindings（Case2）

Lal〕arotomyibundnopathologiclesionｉｎｌｈｅｌ)eriiollealspace，ｂｕｔａｃｙｓ(icmassinthe
rehDperitonealspace．

Vol１８Ｎ０．２，２００２９９

TablelCysticlesionsoftheretroperitoneum5）
1.congenita］

polycytickidney

２infective

cysticlymphangioma
entericduplication
mesentericcyst
cysUcteratoma
echinococcalcyst
abscess

3.11eoplastic

cystadenolna
cystadenocarcinoma
cysticnephroma
sarcoma

4.otherlymphomapancreaticpesudocyst
oｖａｎａｎｃｙｓｔ
ｈａｅｍａｔｏｍａ

腹１１脳外腹部リンパ剛亜の小ﾘ,lnliMｲｷ例は．２２例あるが，その1ﾉ､]rl験例を含めた６例が，忍''''２１１笈症により発症し，いずれも術前診lljli:は急性LI<:雁炎であった．

‐般的には，｜似部繼胞状リンパ笹腫は臨床症状に乏しく、無症状で経過し''''1然発見されることが多い．しかし，l-i火なものは徐々にあるいは急迷に進行する'ＩＸ部膨隆，IlrillW触知’１１２１脚jリ激症状，膀胱lIilj激症状などが認められる2)．今Ijlh症としてはl陽W1潅，１１笏Ililll捻lliziあるいは腹腔|ﾉﾘ,111,1mなどが報告されている9)．ごくまれながら
腸''1M膜のリンパ棚１１Kに感染を米して急性l11Hliiあるいは'二i大嚢腫を呈した症例も報告されている３．４)．

疾患は先ﾉ<性，感染性！極陽性，その他に分顛

鍵胞状リンパ柵;l1lltの画像診断は超音波検代あるいはＣＴ検査などによってなされているが，MRIによる矢状あるいは前額lWnlji像は隣接臓器の位ＩｎｉｌｊＭ係が|ﾘ111嗽に柵,'１)でき．，''1,1,1のｲ｢無などできる5）（Tableｌ)．一方，Retzius腔のⅢliiWl；による,診断にｲ｢111である'())．また，蕊胞穿lliリ病変は脈で，検索し111Lた限りでは１１iii立腺の′１２による紬11回診でIﾉﾘ皮細胞の混入または大ﾉﾄﾞﾘﾘﾝ

検後6)．仇凝固治娠1117)，分娩後lllllilによるlml1Li8）などが報告されているのみである．

ﾊﾟﾙliが,認められれば鍵胞状リンパ管腫と診断で

リ,洲１ではiilii像ﾙ｢兄によりRetzius腔原発が撒く疑われた．感染''１:病変は臨床的経過より否定的であった当初．外傷性ⅢⅢ[を疑ったが，Ｉﾘ1
11ﾎﾟな鍵lltl`|'|:病変を,認めたことおよび鍵胞性）'>i変

画像ﾉﾘ『兄上嚢胞状リンパ槽１１１１【と,珍附了できたためｓＰｒｏｎｌａ

きるとの､liM告'1）もある．リiii例２では，術Miにに，経皮的嚢胞穿IiUは行わなかった．
愛l1hl状リンパ符Ｉｌ１Ｅに対するifiilji(は1ﾉﾘ腔へのブレオマイシン12）あるいはピシバニール13）ｉｉｉ人が経１１#的に縮小Ｍ１（'1をノパさなかったことより，によるIMi化療法がｉｆに行われており，第一逃択

先天性あるいは嚢胞Ⅱ；I1iK錫の｢'j能性が高いと替として燗Ｉｌｌｉ術が行われることは少ない．しかし、えられた．先天|'|；のものとしては鍵胞状リンパ腹腔１人1発症例はiilliljiiに確定診Nli:が得られないことが多いので，Miil{１，にifMMfされることが多いと思われる．白験１ｹ'|でも，Iil1定診ＩＩＴが得られなかったこと．ll1lnl・感染の合Ijiiのため急性11虹ﾘｉｒを'１｛したこと，および｢{１発の''1能性もあることにより下術を施↑皿た．

櫛Ⅲ[あるいは，ル1<路系１１１米の蝿１Ｍ'''''1ﾘ')i変が考えられたが，術前に1M錠[診断は得られなかった．
本症例の芯性腹症の原|ﾉ<1は，以liiに存在していた嚢胞》|ハリンバ管ﾙﾄﾞに外傷がllIlわり錘11('１１ﾉﾘ'11,1mを|､|［い，繼胞内17;が１２ダル'1哩脱lIilj激症状が１１'|H１Iしたものと推測される．しかし，炎症所見が,ｉ８

まとめめられたことは，鍵胞|ﾉlに細|紫i感染が生じたと考えられるが，手術１ｋＷ)培養は険W|；であったた
め感染絲路は不lﾘlである．

症例２はﾘiii例１を経験していたため．ＣＴで後脳脱腔と思われた1iilj位に蕊１１世性）,ｉｉ変を認めた

１，芯Ｗｌｉに発ﾘl1iした，後腹脱腔およびRelzius

腋1ﾉﾘに発症した繼胞状リンパ柵;腿２例を経験した．

２．通('|J1:腹症あるいは感染徴候を示す腹部の礎

ことと，また何部位に炎hii所兄を,栂めたことに１Ｍ化ｿ,ｉｉ変を認めた場合，後11H11M1膿あるいはより術ｉｉｉに後腹脱腔の感染性リンハ楢:臆とほぼRclziusI際の,''１，lIill'１；および感染性嚢胞状リン診断し↑(｝た．

ノＷＩ１颪ﾙ､のIjJ能性も考慮すべきである

4１

１００１｣本小児放射線学会雑誌

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