北海道脳神経疾患研究所医誌第28巻

P13 ～ 18

特発性正常圧水頭症に対しLPシャント術を施行したのちに緊張性気脳症になった一例
櫻井 卓2）、中垣 裕介1）、石塚 智明2）、中垣 陽一1）、石田 裕樹2）、大里 俊明2）、中村 博彦2）1）

滝川脳神経外科病院

脳神経外科

2）

中村記念病院

脳神経外科

所属住所：

所属住所：

〒073-0044 滝川市西町１丁目２番地５号〒060-8570 札幌市中央区南一条西14丁目

0125-22-0250

011-231-8555

A Case of Tension pneumocephalus associated with a lumboperitoneal shunt for idiopathic normal pressure hydrocephalus
Suguru Sakurai, M.D.2, Yusuke Nakagaki, M.D.1, Tomoaki Ishiduka, M.D.2, Youiti Nakagaki, M.D.1,
Toshiaki Osato, M.D.2, Hirohiko Nakamura, M.D.2,
Department of Neurosurgery, Takikawa Neurosurgical Hospital
1-2-5, Nishimachi, Takikawa city, Hokkaido 073-0044, Japan2
Department of Neurosurgery, Nakamura Memorial HospitalSouth 1 west 14, Chuo-ku, Sapporo city, Hokkaido 060-8570, Japan1

Tension pneumocephalus can complicate severe head injury and neurosurgical interventions. Pneumocephalus
following a shunt is extremely rare, but can occur when air enters the intracranial cavity through an osteodural
defects of paranasal sinuses or the pneumatized bone surrounding the middle ear.
We report on 72-year-old female who developed delayed tension pneumocephalus 6 months after placement of a lumboperitoneal shunt for idiopathic normal pressure hydrocephalus.
Computed tomography revealed a cyst in the left temporal lobe and multi-detector CT revealed a bone defect in theleft petrous bone. Shunt valve pressure was temporarily raised from 160 mmH2O to 200 mmH2O. After one month,
the shunt valve pressure was gradually reduced, and the patient had an uneventful course. This case study suggeststhat in patients with temporal bone defects, attention should be paid to the possible occurrence of tension pneumocephalus after shunting. Temporary raising of shunt pressure represents an effective therapy of shunt-associatedpneumocephalus.
Keywords: Tension pneumocephalus, Porencephalic cyst, idiopathic normal pressure hydrocephalus, shunt.

− 13 −

要旨

攣が治った後にtap testを施行した。髄液圧は160mmH2Oであった。歩行はもともと困難な状態であり、評価は

緊張性気脳症は外傷や頭部手術の合併症として認める困難であったが、tap test後に認知機能の改善を認めたことが多いとされている。シャント手術に伴うものは非ため、LPシャントを施行することとなった。バルブ

常に稀とされているが、その中で骨欠損が原因で引き起は 圧 可 変 式 バ ル ブ（codman Hakim programmablevalve

こされることがあるとされている。

system）を使用して、初期の圧設定は200mmH2Oとした。

症例は72歳女性、iNPHに対しLPシャントを行った

術後に硬膜下水腫の貯留を認めたため、圧設定は下げずが、術半年後のCTにて側頭葉の孔脳症と緊張性気脳症に200mmH2Oのまま外来で経過を見ていくこととなり、を認めた。可変式バルブの圧設定を上げることで、髄膜施設入所のため退院となった。

炎の併発を認めたが、気脳症の治癒を得ることができた。

その後は外来にて経過観察を行なっていたが、LP錐体骨の骨欠損を認める場合は緊張性気脳症が起こる

シャント半年後の頭部CTにて脳室の拡大を認め、覚醒可能性があることを念頭におく必要がある。発症した場

状態の悪化を認めたため、圧設定を200→160mmH2Oへ合はシャントの圧を上げることは有用であり、欠損部のと変更した。その一ヶ月後の外来検査にて再度頭部CT治療を促すことができるが、髄液漏のリスクがあること

検査を施行すると、側頭葉内に空気の混入を認めていを念頭におく必要がある。

た（Figure.1）。その一週間後の頭部CT検査では空気は側脳室内まで混入し緊張性気脳症の状態となっておはじめにり、側頭葉の空気貫入部は孔脳症の状態となっていた（Figure.2）。CT検査の経時的変化から空気の流入経路

緊張性気脳症は外傷や頭部手術の合併症として認めることが多いとされている14）。シャント手術に伴うものは非常に稀とされているが、その中で副鼻腔や中耳周囲の乳突蜂巣の骨欠損部を通じて空気が引き込まれることで引き起こされることがあるとされている。
今回われわれは、特発性正常圧水頭症（iNPH）に対し
腰椎腹腔シャント術（LPシャント）を施行したのちに乳突蜂巣から側脳室へ空気が流入し緊張性気脳症となった一例を経験したので文献的考察を加えて報告する。
症例

Fig. 1F iC
g omputed. 1 C o m p tomographyu t e d t o m o g r ascansp h y s obtainedc a n s o b t aat
i n e7d months
at 7 months
after lumboperitoneal shunt insertion revealed air
after lumboperitoneal shunt insertion revealed air
accumulation in the left temporal lobe (arrow).
accumulation in the left temporal lobe (arrow).

患者：72歳、女性
既往症：高血圧症
現病歴：もともと重度認知症の診断で療養型病院に長期入院をしていた。入院中に痙攣発作を起こし、当院の救急外来を受診し、痙攣重積の診断で入院となった。
入 院 時 所 見：JCSⅠ-3, GCS 12（E4V3M5）, mRS 5,
HDS-R 8/30, MMSE 14/30
入院時画像所見：脳室拡大と高位円蓋部くも膜下腔狭小化を認めDESH（disproportionately enlarged subarachnoidspace hydrocephalus）typeであった。Evans indexは0.36であった。
経過：入院時のMRI所見よりiNPHが疑われたため、痙Fig. 2F iC
g omputed. 2 C o m p utomographyt e d t o m o g r a pscansh y s c aobtainedn s o b t a i n at
ed 7
a t days
7 days after
after those in Figure 1 revealed a porencephalicthose in Figure 1 revealed a porencephalic cyst (arrow) andcyst (arrow) and air in both lateral ventricles(ara irowr i n head).
both lateral ventricles(arrow head).

− 14 −

として乳突蜂巣が疑われたため、3DCTを撮影すると錐その後は安静臥床とし、広域スペクトラムの抗生剤点

体骨表面に骨欠損を認めていた（Fogure.3）。シャント

滴にて保存的に加療し、二週間で髄膜炎は軽快した。

による陰圧が影響して空気が頭蓋内に引き込まれている

抗生剤治療にて髄膜炎が軽快した後に、頭部CTにて新ことが疑われたため、圧設定を200mmH2Oへ変更したと

たな空気混入を認めないことを確認し、一ヶ月後からころ、さらなる空気の混入は認めなかった。

圧設定を一週間毎に10mmH2Oずつ下げて行き最終的にし か し、 頭 部CTに て 骨 欠 損 部 を 通 じ て 髄 液 が 乳

160mmH2Oへ戻した。その後も頭部CTにて空気混入を突蜂巣へ漏出している所見を認めるようになった

認めないことを確認し、混入していた空気は消失したこ（Figure.4）。その後、発熱・炎症反応の上昇を認め、髄とを確認した。

液漏・髄膜炎を併発していることが疑われた。腰椎穿刺リハビリを継続して行いLPシャント術後の状態にはさらなる気脳症の悪化を招く恐れがあり行わなかっ戻ったことを確認し、施設入所のため退院となった。そた。その他の感染源も精査したがフォーカスは見つからの後外来にて定期的に検査を行っているが、再発を認めず、除外診断的に髄膜炎の診断となった。

ず経過している。
考察

シャント手術に伴う合併症としては感染症や閉塞によるシャント機能不全、オーバードレナージによる硬膜下
水腫や硬膜下血腫などが多くを占めている。シャントに関連した合併症は18.3%と比較的高い確率で起こるとされている15）。その中で稀な合併症として緊張性気脳症を認めることがある。
緊張性気脳症は外傷によるものがもっとも多く、頭蓋底腫瘍の浸潤によるものがそれに続く14）とされており、頻度は少ないがシャントに伴う合併症としても報告され
Fig.3
H ighFig.3 Hi g h resolutionr e s o l u t i o n computedc o m p u t e d tomographyt o m o g r a p h y scanss c a n s ofo ftemporal bones. Axial images revealed a defect in thetemporal bones. Axial images revealed a defect in thetemporal bone (arrow). The 3D-image also clearlyt e m p o showsr a l b o nthee ( aboner r o w )defect. T h e 3(circle).
D-image also clearly showsてきた。シャントに伴う緊張性気脳症の場合の空気の流入経路としては、前頭洞の閉鎖不全8）、前頭蓋底や錐体骨の骨欠損2）3）9）10）12）13）16）20-23）、腸管穿孔11）、穿孔部
直上の皮膚瘻孔18）19）などが報告されている。
その中で、錐体骨の欠損が原因となった緊張性気脳症

the bone defect (circle).

は稀であるとされており、1975年にPitts21）らにより初めて報告された。

Fig.4 C omputed tomography
F i g . 4 C o m p uscanst e d t oof
m o theg r a ptemporalh y s c a n s obone
f the temporal boneobtained 5 days after raising the valve pressure
tained 5 days after raising the valve pressure reveale
reveale thato bthe
mastoid air cells were filled withcerebrospinalt h afluid.
t the mastoid air cells were filled with cerebrospinal
fluid.

− 15 −

我々の渉猟出来る範囲では、これまでに16例の報告差が小さくなると脳組織が欠損部に栓をして、流入した

2）3）9）10）12）13）16）20-23）を認めるのみである。
［table 1］

空気や髄液の漏出を妨げるというものである。

錐体骨の乳突天蓋の先天欠損は正常人において21%に空気の流入は壊死した脳組織を貫通する為、脳実質に1）認めるとされている 。また、水頭症が長期に存在してPorencephalic cystを形成することが多く、錐体骨の欠いることが菲薄化した側頭骨に作用して、錐体骨の欠損

損に伴う気脳症の場合は側頭葉にPorencephalic cystを7）の頻度が上がるとの報告 もある。何れにしても錐体骨形成するのが一般的であり、これまでの報告でも64%にの欠損を認める事は、頻度としてはそれほど低いもので認めている2）3）9）10）12）13）16）20-23）。

はなく、シャント手術を考慮する際注意する必要がある。

このcystの存在が骨欠損部位を示す良い指標となるた

錐体骨の欠損部位を通じて気脳症になるメカニズムとめ、cyst部を中心にCTのbone windowで撮像することが骨欠損部を検出するのに有用である。

しては、水頭症により高い頭蓋内圧に長期に晒されるこ自験例を含めた17例の報告のうち、14例はシャントとで、骨欠損部上の硬膜に菲薄化や欠損が生じその瘻孔術を必要とする水頭症に至った原因は脳腫瘍であった。

に、脳組織が陥入し壊死し栓をする状態となる。
その状態下でシャント手術を行うことで、頭蓋内圧がより高い頭蓋内圧に晒されていることで、頻度が高く下げられ乳突蜂巣内の空気が引き込まれ、壊死した脳実なっていたと考えられた。一方で自験例を含めiNPHに

質に空気が入り込む。このプロセスを繰り返すことで脳よる報告も３症例認めていた。iNPHにおいて髄液圧は実質内の空気量が増えporencephalic cystとなる。そし正常圧を示すとされているが6）、正常圧とはいっても正てcystが膨らみ続けると側脳室の下角に達し、側脳室内

常圧上限に近い例が多い17）とされており、本症例でもまで空気を引き込まれるとされている。

初回の腰椎穿刺時の髄液圧は160mmH2Oと正常圧上限に緊 張 性 気 脳 症 に い た る 原 因 と し て は“ball valve”

近い値であった。以上より正常圧内であっても骨欠損やmechanism4）が指摘されている。急激な圧降下に伴い空硬膜欠損を起こすことはあり、iNPHに対するシャント

気が欠損部を通じて流入するが、頭蓋内圧と大気圧とのT a b l e 1 . C l i n i c a l c h a r a c t e r i s t i c s手術に伴う合併症として緊張性気脳症は考慮しておくべof patients withshunt-associated pneumocephalus.

Table 1. Clinical characteristics of patients with shunt-associated pneumocephalus.
V P - v eVP-ventriculoperitoneal;n t r i c u l o p e r i t o nLP-lumboperitoneal
eal; LP-lumboperitoneal− 16 −

き病態と考えられた。

欠損部の補填手術を行った14症例全てで、合併症なくシャント留置から緊張性気脳症を発症するまでの期間
は、２週間から30 ヶ月と症例により様々であった。本

緊張性気脳症を治癒することができており、早期の骨欠損部の補填手術は有用であると考えられた。

症例ではバルブ圧を低圧へ変更した後に緊張性気脳症をしかし、骨欠損部からの空気流入が疑われても欠損部発症しており、低圧にすることでより頭蓋内圧が下がりを特定できない場合や、欠損部が多数ある場合もある。

発症のリスクを高めるていることが考えらる。iNPHに

その場合は開頭手術による欠損部の補填は困難となるた

おいては、まず高圧設定から始め症状等をみながら徐々め、シャントの圧を上げることや抜去することが必要でに設定を下げていく方法で過剰髄液排除による合併症をあるとされている22）。

3）

回避するのが一般的である ため、外来で設定変更する

錐体骨の欠損による緊張性気脳症に対しては、骨欠損ことも多いため、変更した後は定期的に検査を施行し、部の補填手術が有用と考えられるが、自験例では可変式

気脳症の出現に注意を要すると考えられる。

バルブの圧設定にて気脳症の治癒を得た。欠損部が特定

緊張性気脳症になった場合、シャント圧を上げる事やできない場合や全身状態から手術のリスクが高い場合抜去する事が有効であり、硬膜欠損部の治癒を得られる

は、根治的に補填手術を行う前にバルブ圧を高値に設定

16）

とする報告

がある。頭蓋内にかかる陰圧を解除もしして経過を見るのも一つの方法である。

くは軽減することでさらなる空気混入を防ぐ事により、結気脳症の進行を防ぐという事である。

語

自験例を含め３症例でシャント圧を上げる事もしくは抜去することで、緊張性気脳症の進行を止める事が出来

iNPHに対しLPシャント術を施行したのちに、乳突蜂ているが、どの症例も髄液漏と髄膜炎の合併を認めてい巣から側脳室へ空気が流入し緊張性気脳症となった一例

た。シャントによる髄液排除が行われなくなり頭蓋内圧を報告した。非常に稀な合併症ではあるが、錐体骨の骨が高くなる事で、骨欠損部を通じて髄液が乳突蜂巣へ漏欠損を認める場合は起こる可能性があることを念頭に出した事で感染を引き起こした事が考えられた。3症例おく必要がある。Porencepharic cystが存在する場合は、ともに抗生剤治療にて髄膜炎は軽快し、その後圧設定を

骨欠損部位を示すサインとなるため、そこを中心にCT下げても気脳症の再発を認める事なく経過していた。

のbone windowで撮像することが有用である。治療に関以上の点を考慮すると、頭蓋内へのさらなる空気混入

しては、シャントの圧を上げることは有用であり、欠損を防止する為に、シャントの圧設定を上げることは有用部の治療を促すことができるが、髄液漏のリスクがあるであり、欠損部の治癒を促すことができるが、髄液漏のことを念頭におく必要がある。

リスクがあることを念頭におく必要がある。
硬膜欠損部の治癒までの期間に関しては一定の見解は得られていないが、Nagaiらの報告

16）では４週程度で硬膜欠損の治癒が得られるのではないかとされており、自著者全員は日本脳神経外科学会へのCOI自己申告の登録を完了しています。本論文に関して開示すべきCOIはありません。

験例も圧設定を上げた後に、４週間後から徐々に圧設定
文を下げ戻したが、再発は認めなかった。

献

自験例では、全身状態から開頭術のリスクも高いと考え、まず可変式バルブの圧設定にて気脳症の改善を得る

1）Ahren C，Thulin CA : Lethal intracranial compli-

ことを試み、改善を認めない場合は欠損部の補填手術を

cations following inflation in the external auditory

行う方針でいた。髄膜炎を併発したが幸いにも抗生剤治

canal in treatment of serous otitis media and due to

療にて軽快し、気脳症の消失も得ることができた。しかdefects in the petrous bone. Acta Otolaryng (Stock-

し、根治的に錐体骨欠損部の補填を行ったわけではないhotm), 1965; 60: 407-421.

ため、今後も気脳症の再発や感染の再発の可能性がある

2）Aoyarna I，Kondo A，Nin K，Shimotake K: Pneumo-

ため、注意して経過観察を行う必要がある。再発した際

cephalus associated with benign brain tumor: Report

は根治的な錐体骨補填手術が必要になると考えている。

of two cases. Surg Neurol, 1991; 36: 32-36.

− 17 −

3）Bergsneider M, Peacock WJ, Mazziotta JC, Becker15）Mori K: Management of idiopathic normal-pressure

DP: Beneficial effect of siphoning in treatment ofhydrocephalus: a multinstitutional study conducted in

adult hydrocephalus. Arch Neurol, 1999; 56: 1224-

Japan. J Neurosurge, 2001; 95: 970-973.

1229.

16）Nagai H, Moritake K: Otogenic tension pneumoceph-4）Dandy WE: Ventriculography following the injection

alus complicated by Eustachian tube insufflation in aof air into the cerebral ventricles. Ann Surg, 1918;

patient with ventriculoperitoneal shunt. J Neurosurg,

68: 5-11.

2007; 106: 1098-1101.

5）Goffin J, Plets C: Tension pneumocephalus in asso-17）日本正常圧水頭症学会特発性正常圧水頭症診療ガイ

ciation with ventriculoperitoneal shunt. Acta Neu-

ドライン作成委員会:特発性正常圧水頭症診療ガイド

rochirurgica, 1985; 76: 121-124.

ライン（第２版）. 大阪:メディカルレビュー社; 2011.

6）Hakim S, Adams RD: The special clinical problem of18）大辻 常男, 遠藤 俊郎, 西嶌 美知春, 高久 晃: 脳室-腹symptomatic hydrocephalus with normal cerebrospi-

腔短絡術後にtension pneumocephalusを呈した１例.

nal fluid pressure observation on cerebrospinal fluid

Neurol Med Chir, 1986; 26: 426-429.

hydrodynamics. J Neurol Sci, 1965; 2: 307-327.

19）朴 永銖，下村 隆英，奥村 嘉也: 脳室ドレナージ術９7）Honeybul S, Bala A: Delayed pneumocephalus fol-

年後に痩孔を生じ緊張性気脳症となった１例. 脳外,lowing shunting for hydrocephalus. J Clin Neurosci,
2006; 13: 939-942.

1997; 25: 1043-1047.
20）Pieri F, Anania CD, Perrini P, et al: Delayed otogenic pneumocephalus complicating ventriculoperito-8）池田 直廉, 長尾 光史, 若林 伸一ほか: 破裂前交通動

neal shunt. Neurol India, 2011; 59; 616-619.

脈動脈瘤開頭術後の続発性水頭症に対する脳室腹腔シャント術後に遅発性気脳症をきたした1症例. Neu-

21）Pitts LH, Wilson CB, Dedo HH, et al: Pneumoceph-

rosurg Emerg, 2003; 8: 68-71.

alus following ventriculoperitoneal shunt. J Neurosurg, 1975; 43: 631-633.

9）Jellinek DA, Briggs RJ, Mitchell PJ: A case ofpneumocephalus secondary to VP shunt in a patient22）Ruelle A, Severi P, Andrioli G: Intraventricularwith acoustic neuroma. J Clin Neurosci, 1998; 5:

pneumocephalus after posterior fossa and CSF
shunting surgery. J Neurosurg Sci, 1994; 38: 167-

226-228.

170.

10）Kanner AA, Nageris BI, Chaimoff M,et al: Spontaneous pneumocephalus in the posterior fossa in a23）Tanaka A，Matsumoto N，Fukushima T，Tomonaga

patient with ventriculoperitoneal shunt: Case report.

M: Spontaneous intracerebral pneumocephalus after

Neurosurgery, 2000; 46: 1002-1004.

ventriculoperitoneal shunting in patients with posterior fossa tumors: Report of two cases. Neurosur-11）刈部 博, 石橋 安彦: 脳室腹腔短絡管によるS状結腸

gery, 1986; 18: 499-501.

穿通; 気脳症で発症した１例. 脳外, 1998; 26: 79-82.
12）Kawajiri K, Matsuoka Y, Hayazaki K: Brain tumors24）和田 司, 遠藤 英雄, 鈴木 利久, 湯川 英機, 小川 彰:

complicated by pneumocephalus following cerebro-

脳室-腹腔短絡術と乳突天蓋部先天的骨欠損が誘因

spinal fluid shunting. Two case reports. Neurol Medと考えられたTension Pneumocephalusの１例. 脳外,Chir (Tokyo) 1994; 34: 10-14.

1995; 23: 55-59.

13）Kim YH, Lee WI, Park MN, et al: Otogenic pneumocephalus associated with a ventricuoperitoneal shunt.
Clin Exp Otorhinolaryngol, 2009; 2: 203-206.
14）Markham JW: The clinical features of pneumocephalus based upon a survey of 284 cases with reportsof 11 additional cases. Acta Neurochir (Wein), 1967;
16: 1-78.

− 18 −