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日呼吸誌●症

9（5），2020

例

穿破による胸膜炎を伴った成熟型縦隔奇形腫の 1 例
今泉
押尾知里ａ
剛志ａ

小髙倫生ａ

大原関利章ｂ

中野松瀬千裕ａ
厚人ａ

要旨：症例は 20 歳女性．検診で縦隔腫大を指摘され，精査受診前に発熱と右胸痛を認め，近医を受診．胸部
単純 X 線撮影で右胸水貯留を認め，精査目的に当科を受診した．胸部 CT では右胸腔内に前縦隔から発生する腫瘤性病変を認め，液体成分が充満し，内部に脂肪成分を伴う充実部分を認めた．また腫瘤性病変による無気肺と右胸水を認め，縦隔腫瘍の穿破および胸膜炎と診断し，ドレナージおよび抗菌薬投与により炎症の改善後，縦隔腫瘍摘出術を施行した．病理学的に皮膚組織，気管支組織，膵組織を認め，未熟な成分はなく，成熟型奇形腫と診断された .
キーワード：成熟型縦隔奇形腫，縦隔腫瘍，胸腔内穿破
Mature mediastinal teratoma, Mediastinal tumor, Rupture to thoracic cavity

緒言

身体所見：意識清明．体温 37.0℃．血圧100/60 mmHg．
脈拍 83 回/分・ 整． 呼吸数 18 回/分．SpO2 98％（室内成熟型縦隔奇形腫は比較的稀な良性腫瘍であり，自覚気）．頸部リンパ節腫脹なし．胸部所見では，呼吸音は右症状を呈することは少ないが，時に穿破による胸膜炎を下肺野で減弱，異常音の聴取なし．心音に異常なし．腹生じる．胸膜炎症状や胸水貯留を伴う縦隔腫瘍の場合，部所見に異常は認めず，神経学的所見も異常なし．下肢奇形腫およびその穿破に伴う胸膜炎の合併も疑う必要が浮腫もなし．

ある．今回我々は，発熱，右胸痛を主訴とし，穿破によ

検査所見（Table 1）：血液検査では CRP，CEA の上昇る胸膜炎を伴う成熟型縦隔奇形腫の 1 例を経験したため，を認めた．hCG，AFP の上昇は認められなかった．胸水

文献的考察を加え報告する .

所見では，肉眼的には淡い黄色で，軽度混濁し，LDH高症

例

患者：20 歳，女性．

値から Light の基準より滲出性胸水と考えられた．糖の低下を認め，LDH，Amy，CEAの上昇を認めた．胸水培
養検査は陰性，胸水細胞診は未施行．

主訴：発熱，右胸痛．

胸部単純 X 線写真：右側胸水貯留を認めた（Fig. 1）．

既往歴：特記すべき事項なし．

胸部造影 CT：右胸腔内に前縦隔と連続する 10×9×

生活歴：喫煙なし，飲酒なし．

13 cm 大の腫瘤性病変を認めた．被膜に覆われ，境界は

現病歴：20XX 年 4 月の検診の胸部単純 X 線撮影で縦比較的明瞭．内部は液体成分が充満し，そのなかに隔壁隔腫大を指摘されたが，精査はしていなかった．同年 6や脂肪成分を伴う分葉状の充実成分（矢印）を認めた

月上旬から発熱，右胸痛が出現したため，近医を受診し（Fig. 2）
．石灰化は認めなかった．

たところ，胸部単純 X線撮影で右胸水貯留を認めたため，胸部造影 MRI：内部不均一な約 10 cm 大の腫瘤を認め

同日の午後，精査加療目的に当院へ紹介受診，入院とた．T1，T2 強調像で，脂肪成分を示す高信号域（矢印）なった．

が腫瘤内部に確認され，右胸水貯留も認めた．また，腫瘤内部の大部分は均一に T1 強調像では低信号，T2 強調

連絡先：今泉 知里〒 153‒8515 東京都目黒区大橋 2‒22‒36

像では高信号であり，液体成分が考えられた（Fig. 3）．
臨床経過：胸水所見にて糖の低下を認め，細菌性胸膜ａ炎を考え， 第 1 病日よりタゾバクタム/ピペラシリンｂ（tazobactam/piperacillin：TAZ/PIPC）による加療を開東邦大学医療センター大橋病院呼吸器内科

同 病理診断科（E-mail: chisato.uozumi@med.toho-u.ac.jp）（Received 3 Mar 2020/Accepted 19 Jun 2020）始するとともに，20 Frのダブルルーメンチューブを右側前腋窩線第 5 肋間より挿入し，持続的胸腔ドレナージを

胸膜炎を伴った成熟型縦隔奇形腫の 1 例

Table 1
Blood countWBC
NeutLymph
MonoEosin
Baso
RBC
Hb
Ht
Plt

Fig. 1

7,610 /μL
59.9 ％
22.8 ％
14.8 ％
1.9 ％
0.6 ％436×104 /μL
12.8 g/dL
36.8 ％
34.2×104 /μL

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Laboratory ﬁndings

Biochemistry
TP7.8 g/dL
AST
16 U/LALT
28 U/LLDH
264 U/L
CK77 U/L
BUN
5.1 mg/dL
Cr
0.56 mg/dL
Na
140 mmol/L
K
3.6 mmol/LCl
102 mmol/L
CRP
8.08 mg/dL
Glucose87 mg/dL

A right pleural eﬀusion is seen on chest X-ray.

施行した．胸腔ドレーンからの排液量は初日で 200 mL程Immune serum
CEA
CA19-9AFP
sIL-2R
hCG
T-SPOT

5.1 g/dL＜2.00 g/dL
2 ng/mL
5.1 U/mL＜0.5 mIU/mL
negative

Pleural eﬀusion
Protein
GlucoseADA
LDHAmyCEA
Hyaluronic acid
Bacterial culture

0.9 g/dL
8 mg/dL
38 U/L
2,449 U/L
367 U/L
292 ng/dL
21,800 ng/mL
negative

Fig. 2 A tumor lesion of 10×9×13 cm, continuous withthe anterior mediastinum, is seen in the right thoracic
cavity on contrast-enhanced chest CT, mediastinal
window. The lesion is covered with a capsule, and theborder is relatively clear. The interior is ﬁlled withliquid, within which a heavy lobular component (arrow)with partitions and a fatty component are seen.

度が得られたが，第 4 病日以降は 50 mL 程度のみとなった．第 7 病日に施行した胸部単純 X 線撮影にて少量の胸水貯留を認め，十分なドレナージは困難であったが，炎出した．

症所見では改善を認めたため，胸腔ドレーンを抜去した．

摘出標本所見：肉眼的には 13×10×4.5 cm 大の単房性

胸腔ドレーン抜去後は，炎症反応の再燃は認めなかった嚢胞で，嚢胞内には液体成分が貯留していた．嚢胞壁のが，胸部 CT で胸水は残存していた．CT，MRI 所見から一部は肥厚が認められ，同部位には内腔に突出する 6×4

前縦隔腫瘍，特に奇形腫の右側胸腔内穿破による胸膜炎

×3 cm 大の分葉状の充実成分があり，表面は黄白色で軟と考え，診断および治療を目的として，第 21 病日に診断

らかく，割面には脂肪組織が観察された（Fig. 4A）．病的治療を目的として縦隔腫瘍摘出術を施行した．腫瘍の理所見は，表皮を模倣した重層扁平上皮，毛包，脂腺，大きさ，胸膜炎を併発していたことより，開胸を選択し汗腺，脂肪を認める皮膚組織を主体とした所見（Fig. 4B）

た．広背筋，前鋸筋を温存し，第 5 肋間後側方にて開胸や，軟骨と軟骨の間に多列線毛円上皮で被覆された管，した．右胸腔内は前縦隔から隆起する 15 cm 大の軟らか

漿液腺や粘液腺を認める気管支組織を主体とした所見

く平滑な嚢胞性腫瘤により圧迫され，右中下葉の虚脱と（Fig. 4C），腺房，導管，ランゲルハンス島を認める膵組

全周性の癒着を認めた．癒着を丹念に剥離し，腫瘍を摘織を主体とした所見を認めた（Fig. 4D）．未熟成分およ332

日呼吸誌

A9（5），2020

B

Fig. 3 Contrast-enhanced chest MRI: An internally heterogeneous mass of about 10 cm is seen.
On T1- (A) and T2- (B) weighted images, regions of high signal intensity (arrows) showing a fatty
component are conﬁrmed inside the mass, and right pleural eﬀusion is seen.

ABCD

Fig. 4 Excised specimens. (A) Gross ﬁndings: in a unilocular cyst that was cut open; a soft, yellow-whitish nodular
lesion of 6×4×3 cm is seen in the cyst wall. (B) On histopathological examination centered on the skin, stratiﬁed
squamous epithelium, hair follicles, sebaceous glands, sweat glands, and fat mimicking the epidermis are seen.
(C) On histopathological examination centered on the bronchus, cartilage is seen, and ducts, serous glands, andmucous glands covered with pseudostratiﬁed ciliated columnar epithelium are seen between the cartilages. (D)On histopathological examination centered on pancreatic tissue, islets of Langerhans, acini, and vessels are seen.
None of the specimens has any immature parts, leading to a diagnosis of mature teratoma.

び悪性所見を認めず，成熟型嚢胞性奇形腫と診断した．

れ，さらに成熟型奇形腫，未熟型奇形腫，悪性変化を伴腫瘍摘出術後は目立った症状はなく，1 年おきに胸部う奇形腫に分類される1）．縦隔奇形腫の多くは無症状でCT を施行しているが，術後 3 年経過し，再発はない．

経過し，検診などの画像検査で偶然発見されることが多考察

奇形腫は三胚葉組織の混合からなる混合腫瘍と定義さいが，稀に腫瘍の穿破により，胸痛や咳嗽などの自覚症状の出現や，隣接臓器に重大な合併症を引き起こすことがある2）．Bradford らは奇形腫の合併症として，周囲臓胸膜炎を伴った成熟型縦隔奇形腫の 1 例

Table 2333

Reported cases of perforated mediastinal teratoma
Pleural eﬀusion

Fatty tissue,
calciﬁcation at CT

Pancreatic tissue

Fever,
Chest pain

Yes

No

Yes

12/F

Back pain

Yes

NoYes

Asada 11）
2004

23/F

Chest pain

NoNo

Yes

Ikeno 12）
2011

16/F

Fever，
Chest pain

Yes

Fatty tissue

Yes

Horiuchi 13）
2017

40/M

Fever，
Chest pain

Yes

Calciﬁcation

Yes

Author ＊Reporting year

Age/Sex

Matsushima 9）
2000

23/F

Fukushima 10）
2003＊Symptoms atconsultation: references, F: female, M: male.

器への圧迫，腫瘍内容物への感染，気管支・血管および肪成分が不明瞭となり，画像診断は困難となるため，そ胸腔への穿破，悪性化を挙げている ．肺・気管支への穿のような場合は，MRI を行うことによって，周囲の炎症破がほとんどだが，なかには胸腔・縦隔，心嚢・大血管反応との区別に役立つと言われている．

3）に穿破し，膿胸，胸膜炎，心タンポナーデなどの重篤な合併症が報告されている2）．

小暮らの報告 8）によると穿破した縦隔奇形腫の報告は12 例で，そのうち，胸腔へ穿破した例は 9 例であった．

縦隔奇形腫の穿破の原因としては，腫瘍内の皮脂腺や小暮らの報告以外に，我々が検索しえた限りで，胸腔に汗腺の分泌亢進による腫瘍内圧の上昇，嚢腫の増大に伴穿破した縦隔奇形腫の 5 例の報告を Table 2 に示す 9）〜13）．

う周囲組織との炎症性癒着，腫瘍内容物に細菌感染を合性別は女性に多く，年齢は若年者の報告が多かった．胸併して嚢腫壁を損傷，腫瘍内に含まれる膵管・腸管組織痛の主訴が多く認められ，胸膜炎を伴う症例では主訴にから分泌される消化酵素による自家消化作用などが報告

発熱を伴っている報告が多かった．画像検査において，されている4）．同じ奇形腫でも，膵酵素をほぼ含まない卵縦隔奇形種の特徴である石灰化や脂肪成分を伴う所見に巣原発の奇形腫はほとんど穿破しないが，病理所見にて，関しては，いずれかを伴う報告は 2 例で認められた．病膵組織の発生頻度が高いことが報告されている縦隔発生

理検体での膵組織は全例で認めた．しかし，Carr 14）らのの成熟型奇形腫は他部位に生じた奇形腫と比べて穿破の報告では膵組織の含まれる縦隔奇形腫は非常に稀であ頻度が高く，主な穿破の原因として，腫瘍内で産生されり，文献で報告されているのは 5 例であった．

た膵酵素が影響していると考えられている5）．本症例で縦隔奇形腫は良性であっても，穿破などの合併症によも，摘出した腫瘍にランゲルハンス島や腺房などの膵組り，多彩な症状が引き起こされる可能性がある．穿破に織を認めており，また胸水中の Amyも高値であったことよる隣接臓器への重大な合併症や，悪性部分が混在するから，膵酵素による自己融解が腫瘍の破裂に起因していこともあり，早期に外科的治療を検討することが重要とると考えられた．

考えられた．

また，縦隔奇形腫では血中腫瘍マーカーの上昇を認め

謝辞：本症例に対し，縦隔腫瘍摘出術を行っていただきまる症例が報告され，主にCA19-9，SCC，SLX，CEA，CA125した東邦大学医療センター大橋病院外科学講座などの上昇を示すことが知られており ，機序としては，先生，桐林孝治先生，草地信也先生に深謝いたします．

6）

西牟田浩伸

奇形腫内の膵組織，扁平上皮細胞などより産生され，嚢胞内液に蓄積し，穿破によって胸腔内に貯留し，胸膜より血中へ移行すると考えられている ．腫瘍マーカーに5）関しての報告が少なく，今後，症例の蓄積による検討が必要と思われる．
縦隔奇形腫の画像診断は，CT で肥厚した隔壁を有する嚢胞性腫瘤として描写されることが多く，石灰化や脂肪成分を伴うことが特徴と言われている7）．未破裂の状態

著者の COI（conﬂicts of interest）開示：本論文発表内容に関して申告なし．

引用文献
1）Duwe BV, et al. Tumors of the mediastinum. Chest
2005; 128: 2893‒909.

では，CT による画像診断が容易であるが，いったん破2）吉田和夫，他．心嚢内穿破を来した縦隔成熟型奇形腫の 1 例．日胸外会誌 1997；45：1107‒10．

裂すると，周囲に炎症反応や出血がみられ，石灰化や脂3）Bradford ML, et al. Mediastinal cysts and tumors.

334

日呼吸誌9（5），2020

Surg Gynecol Obstet 1947; 85: 467‒91.

9）松島和子，他．発熱，胸痛，胸水貯留で発症した縦隔奇形腫の 1 例．日胸臨 2000；59：225‒9．

4）森野茂行，他．右肺に穿破した成熟型奇形腫の 2 手術例．日呼外会誌 2007；21：139‒43．

10）福島光浩，他．右胸腔内に穿孔した縦隔発生成熟奇形腫の 1 例．日呼外会誌 2003；17：666‒71．

5）太田安彦，他．肺へ穿破し気腫化した前縦隔成熟型
奇形腫の 1 例．日胸外会誌 1993；41：1114‒8．
6）岩田11）麻田博輝，他．穿破を伴った縦隔奇形腫の 2 症例．
日呼外会誌 2004；18：114‒9．

勝，他．嚢胞液の膵酵素および腫瘍マーカー12）池野義彦，他．胸腔穿破による膿胸合併を認めた成が異常高値を示した成熟型奇形腫の 1 例． 日胸臨
1994；53：1033‒8．

熟型縦隔奇形腫の 1 例．Dokkyo J Med Sci 2011；
38：171‒7．

7）Drevelegas A, et al. Mediastinal germ cell tumors: a13）堀内翔，他．成熟型縦隔奇形腫左胸腔内穿破の 1
切除例．日呼外会誌 2017；31：784‒8．

radiologic-pathologic review. Eur Radiol 2001; 11:
1925‒32.

14）Carr MJT, et al. Mediastinal cyst containing mural
pancreatic tissue. Thorax 1977; 32: 512‒6.

8）小暮啓人，他．突然の胸痛を主訴とした成熟型縦隔奇形腫の 2 例．日呼吸会誌 2005；43：365‒9．

Abstract

A case of mature mediastinal teratoma with pleurisy due to perforationaChisato Imaizumi a, Norio Kodaka a, Chihiro Nakano a, Takeshi Oshio a,Toshiaki Ooharazeki b and Hiroto Matsuse a

Division of Respiratory Medicine, Department of Internal Medicine, Toho University Ohashi Medical CenterbDepartment of Pathology, Toho University Ohashi Medical Center

A 20-year-old woman with mediastinal enlargement discovered during a routine health check visited a clinic
due to fever and right chest pain. Since chest X-ray revealed right pleural eﬀusion, she was referred to our department. Contrast-enhanced chest computed tomography (CT) scan showed a 10×9×13 cm encapsulated tumor in the right thorax that had developed from the anterior mediastinum. The tumor contained lobulated solidparts with fatty components in serous contents. Atelectasis due to the tumor and right pleural eﬀusion were also
observed. She was diagnosed with perforation of the mediastinal tumor and pleurisy. After inﬂammation improved with drainage and antibiotics, mediastinal tumor resection was performed. Pathological examination of
the resected tumor exhibited a mature mediastinal teratoma.