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日呼吸誌●症3（2），2014例

両肺の多発性陰影と膿痂疹を呈した Lemierre 症候群の 1 例
青山崇

田中誠

石井寛藤田昌樹

廣田貴子

渡辺憲太朗

要旨：症例は 26 歳，男性．歯肉痛を数ヶ月放置した後，発熱，咽頭痛が出現し，近医で扁桃炎と診断され内服治療を受けた．しかしその後，皮膚膿痂疹，呼吸困難，背部痛が出現したため，福岡大学病院へ搬送された．血液培養は陰性であったが，両肺末梢に多発する結節状の浸潤影に加えて，左内頸静脈内の血栓を認め，一連の症状は Lemierre 症候群によるものと診断した．また，膿痂疹から Porphyromonas asaccharo︲lytica が検出された．膿痂疹を合併した Lemierre 症候群はまれと考えられ，報告した．
キーワード：膿痂疹，敗血症性肺塞栓症，Lemierre 症候群
Impetigo, Septic pulmonary embolism, Lemierre’s syndrome緒

言Lemierre 症候群は，①傍咽頭間隙の化膿，②菌血症，③内頸静脈の敗血症性血栓症と，続発する転移性の膿瘍口腔咽頭部感染症，を伴う疾患群である1）2）．今回我々は，内頸静脈の血栓，遠隔感染巣といった典型所見に加え，嫌気性菌による膿痂疹を呈した症例を経験したので報告する．

症例

患者：26 歳，男性．
主訴：発熱，背部痛，呼吸困難．
既往歴：小児喘息．
喫煙歴：20 本/日（18 歳から 8 年間）．
現病歴：歯肉痛を数ヶ月間放置していた．2012 年 2 月，

図 1 前腕皮膚にみられた膿痂疹．経過とともに痂皮化した．

発熱と咽頭痛が出現し，近医で咽頭炎と診断され，レボフロキサシン（levoﬂoxacin）500 mg/日の内服投与を受入院時現症：身長 176 cm，体重 76.3 kg．体温 38℃，けたが 5 日後に皮疹が出現し，その翌日には呼吸困難と血 圧 130/85 mmHg， 脈 拍 120/min・ 整， 呼 吸 数 30/背部痛も出現した．近医で施行された胸部単純X線写真，．
min，動脈血酸素飽和度 95％（酸素 5 L/min 吸入下）

胸部 CT で両肺野に多発する浸潤影を認め，肺炎の診断

意識は清明で，神経学的異常所見はなかった．胸部にでセフトリアキソン（ceftriaxone）を 1 g だけ投与されcoarse crackles を聴取したが，心音は正常であった．

たが，呼吸不全が進行したため福岡大学病院に搬送と腹部・左上肢（図 1）・両下肢に皮疹を認め，皮膚科医なった．

により膿痂疹と診断された．
入院時検査所見を表 1 に示す．著明な炎症反応を呈し，連絡先：石井 寛〒814‑0180 福岡市城南区七隈 7‑45‑1
福岡大学医学部呼吸器内科（E-mail: hishii@fukuoka-u.ac.jp）（Received 12 Aug 2013/Accepted 14 Nov 2013）

前述のバイタルサインとあわせ，全身性炎症反応症候群の状態であった．また，急性期播種性血管内凝固症候群（DIC）スコア 5 点で，D ダイマーは 3.0 μg/ml と高値であった．血中エンドトキシンは陰性であったが，プロカルシトニンが 2.03 ng/ml と高値を示していた．

Lemierre 症候群の 1 例261

表 1 入院時検査所見
Hematology
Immunology
29,800/μl
β-D-Glucan
WBC
97.0％
Endotoxin
Neut.
Lymph.
1.0％
Procalcitonin
Mono.
2.0％
HCV AbHBs AgRBC
455×104/μl
HTLV-1 AbHb
14.2 mg/dl
5.6×104/μl
HIV AbPLT
BiochemistryKL-6
6.1 g/dl
SP-DTP
2.4 g/dl
Soluble IL-2R
Alb
2.0 mg/dl
AbT-bilAb
AST
25 U/L
Coagulation
ALT
33 U/L
PT（INR）
LDH
181 U/L
510 U/L
APTT
ALP
52 U/L
Fibrinogenγ -GTP
Antithrombin-III
Amy
21 U/L229 mg/dl
D-dimer
TG
FDP
LDL-c
39 mg/dl
BUN
15 mg/dl Arterial blood gases（O2 6 L/min）
pHCr
0.9 mg/dl
PaO2
Na
138 mEq/L
3.0 mEq/L
PaCO2
K
HCO3−
Cl
97 mEq/LBE
Glucose132 mg/dl
HbA1c（NGSP）
4.90％
24.6 mg/dl
CRP

表2の薬剤感受性薬剤

セフォタキシム
イミペネム/シラスタチン
スルバクタム/アンピシリン
ミノサイクリン
レボフロキサシン

MIC 値感受性≦2≦1≦1≦116感性
感性
感性
感性
耐性

MIC：minimum inhibitory concentration＜6.0 pg/ml＜2.0 pg/ml
2.03 ng/ml
（−）
（−）
（−）
（−）
175 U/ml
82.8 ng/ml
3,053 U/ml（−）（−）
64％（1.24）
31.9 s595 mg/dl
65％
3.0 μg/ml
9.0 μg/ml
7.411
106.0 Torr
45.5 Torr
28.9 mmol/L
2.2 mmol/L

されなかったが，2 部位の膿痂疹の培養でが同定された．表 2 に同菌の薬剤感受性を示す．感染性心内膜炎は否定的と考え，咽頭炎，内頸静脈の血栓，肺の多発性陰影，嫌気性菌による皮膚感染という所見から Lemierre 症候群と判断した．SBT/ABPC は薬剤感受性を考慮のうえで継続とし，ABPC 4g/日を上乗せした．呼吸困難，背部痛などの症状，血液検査上の炎症反応や低酸素血症は徐々に改善し，胸部画像上も改善した（図 4）．ただし CT で左内頸静脈の入院時画像所見（図 2）：胸部単純 X 線写真で両側に虚脱（図 3b）を認めたため，ワルファリン（warfarin）浸潤影がみられ，CT では両側肺野に多発する結節状の療法を開始した．
その後抗菌薬はドリペネム（doripenem）浸潤影を認め，胸膜側を底辺とした陰影も多く，敗血症に切り替え，合計 25 日間で終了し，第 44 病日まで慎重性塞栓症が疑われた．に経過観察したが再燃はみられなかった（図 5）．以後入院後経過：スルバクタム/アンピシリン（sulbactam/

は経過良好なまま 1 年半以上が経過しているが，上気道

ampicillin：SBT/ABPC）6 g/日の点滴投与を開始し，炎に罹患した場合は，急性化膿性扁桃炎など抗菌薬の必DIC に対してアンチトロンビン製剤を投与した．第 3

要性を的確に判断するため耳鼻咽喉科で診察を受けるこ

病日よりアジスロマイシン（azithromycin）500 mg/日ととしている．

を併用したが解熱は得られなかった．心臓超音波検査では異常所見はみられなかったが，第 4 病日に撮影した造考察影 CT（図 3a）では，左内頸静脈内に血栓を確認した．

本症例は，咽頭部感染症，内頸静脈の血栓，敗血症性入院時の喀痰および複数回の血液培養で有意な菌は検出

肺塞栓症という比較的典型的と思われる Lemierre 症候

262

日呼吸誌

ab

図 2 近医受診時の胸部単純 X 線写真（a）および CT（b）．
両肺野末梢に多発する結節状の浸潤影，胸膜側を底辺とした陰影，少量の両側胸水を認める．

a3（2），2014ab

図 3 （a）入院時の頸部造影 CT．左内頸静脈内に血栓を認める（矢印）．
（b）治療から 3 週間経過後の CT．
左内頸静脈が虚脱している（矢印）．

群の所見を示したが，加えて嫌気性菌による膿痂疹を合併したまれな症例である．敗血症の際，血液中に入り込んだ細菌が皮膚に到達して生じる皮膚症状は敗血疹と呼ばれており3），本症例に合致すると考えられた．
Lemierre 症候群は発症率 3.6 人/100 万人程度のまれな疾患で，89％が 18〜39 歳に発症し，死亡率は 4〜22％（抗菌薬の開発前は 62〜90％）と高い1）．原因として，先行する口腔内・咽頭感染症や伝染性単核症，う歯の関与が考えられている2）．同症候群で転移性の感染巣が肺bに多発することはまれではないが，本学会誌における報告は 2 例にとどまっており，呼吸器科医が遭遇することは決して多くないようである4）5）．なお Lemierre 症候群は近年増加傾向であり，その背景には，ウイルス感染が多くを占める上気道炎に対して抗菌薬を使用しないこと，抗菌薬を投与したとしても嫌気性菌をカバーしない薬剤が処方されていることが原因の一つである可能性がある．
今回前医で処方されたレボフロキサシンは，膿痂疹から検出された

図 4 抗菌薬投与後の胸部単純 X 線写真（a）および CT（b）．陰影の改善を認める（左胸水はその後消失した）．に耐性であった．
属は，口腔，産道，下部消化管に生息する無芽胞偏性嫌気性グラム陰性桿菌である6）．Lemierre

Lemierre 症候群の 1 例

263（日）

図5

臨床経過．SBT/ABPC：sulbactam/ampicillin，AZM：azithromycin．

症候群の原因菌としては，同じく口腔内常在菌である属（

梢側に多発する大小不同の淡い結節影，胸部 CT で胸膜が多い）が最多（87％）

側に底をもつ楔状型陰影や，血管の流入および空洞形成とされているが ，血液培養でが検出を伴う肺野辺縁の多発結節影があげられる．本症例は空された症例報告もある7）．本症例は複数回の血液培養が洞形成を認めなかったものの，肺野末梢に結節状の浸潤陰性であったが，これは前医で投与されたセフトリアキ影が多発し一部は胸膜に接しており，同症に矛盾しないソンが所見であった．

1）に感受性だったからかもしれない．しかしながら福岡大学病院搬送時は全身性炎症反以上より本症例は，咽頭感染が契機となって感染症性応症候群の診断基準を満たしており，敗血症の状態で血栓性頸静脈炎が起こり，さらに敗血症性肺塞栓症およあったと推測された．膿痂疹から検出されたび敗血疹として膿痂疹が発生したと考えられた．急性上が敗血症の原因菌とは断定できないものの，先気道炎に対する抗菌薬の投与は推奨されない．しかしな行した口腔内常在菌による歯肉炎，咽喉頭感染症ががら，近年 Lemierre 症候群が増加しているという報告

Lemierre 症候群の発症に関与したと考えられた．

もあるため，たとえ急性上気道炎であっても，う歯や歯Lemierre 症候群の治療薬として，サンフォード感染症治療ガイド 2013 では前述の肉炎を長期にわたって放置しているような患者では，本をター症候群の発症を考慮して抗菌薬を適切に使用したり，口ゲットとしてタゾパクタム/ピペラシリン，イミペネム/腔疾患の治療を積極的に促す必要があると考えられた．

8）

シラスタチン，クリンダマイシンの使用が推奨されているが，その投与期間については記載がない．マクロライド系抗菌薬は避けるとされている．本症例は入院時に同著者の COI（conﬂicts of interest）開示：本論文発表内容に関して特に申告なし．

症候群と診断できていなかったこと，後日検出した

引用文献が SBT/ABPC に感受性であったことか
ら，同菌による敗血症の可能性を考えて ABPC を追加投与したところ，その後炎症反応の改善とともに解熱した．感染性心内膜炎の所見はなく全身状態も非常に良好であったことから，計25日間で抗菌薬投与を中止したが，4 週間以上投与した報告もあり，慎重な経過観察は必4）5）

須と思われる．
なお本症例は両肺多発性の浸潤影を呈し，前医で呼吸不全を伴う肺炎と判断されていた．敗血症性肺塞栓症の画像所見の特徴として，胸部単純 X 線写真で両肺野末

1）Wright WF, et al. Lemierre syndrome. South Med J
2012; 105: 283‑8.
2） 川 島 篤 志．Lemierre 症 候 群． 呼 吸 2008; 27: 898‑901.
3）竹中祐子，他．MRSA による敗血疹の 1 例．臨皮2005; 11: 1155‑7.
4）内藤亮，他．Lemierre 症候群の 1 例．日呼吸会

誌 2011; 49: 449‑53.
5）林光俊，他．Lemierre 症候群の 1 例．日呼吸会

264

日呼吸誌3（2），2014

誌 2003; 41: 651‑4.

tern Med 2005; 44: 350‑3.

6）平松啓一，他（編）．標準微生物学．第 10 版．東京：8）戸塚恭一，他（監）．日本語版サンフォード感染症

医学書院．2009; 214‑6.

治療ガイド 2013（第 43 版）．東京：ライフサイエ

7）Morizono S, et al. Lemierreʼs syndrome: Porphy-ンス出版．2013; 83.

romonas asaccharolytica as a putative pathogen. In-Abstract

A case of Lemierre’s syndrome presenting with multiple lung nodules and impetigo
Takashi Aoyama, Makoto Tanaka, Takako Hirota, Hiroshi Ishii,
Masaki Fujita and Kentaro Watanabe

Department of Respiratory Medicine, Fukuoka University Faculty of Medicine
A 26-year-old man, who had untreated gingivitis for several months, was treated with antibiotics levofloxacin because of acute adenoiditis with fever and sore throat. Several days later, he presented impetigo, dyspnea,
and back pain and was referred to our hospital. A chest radiograph image and computed tomography showed
multiple nodular infiltrates in both peripheral lung fields and a thrombus in the left jugular vein. These findings
indicated the diagnosis of Lemierreʼs syndrome with septic pulmonary emboli, although no pathogen was detected in the blood culture.
was detected by culture obtained from the impetigo, andthe patient was successfully treated with antibiotics, including a high dose of ampicillin and warfarin therapy.
We reported here a rare case of Lemierreʼs syndrome presenting with impetigo as an uncommon manifestationof this syndrome.