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日呼吸誌●症

8（1），2019例

肺動脈と交通し mosaic attenuation を呈した縦隔型気管支動脈瘤
石岡坂本佳子ａ

當麻博昭ｂ

掛端景章ａ伸也ｃ

糸賀田坂正道ａ定智ａ

要旨：縦隔型気管支動脈瘤は稀だが破裂すると致死的となりうるため，無症状であっても治療が必要となる．
症例は 40 歳女性．造影 CT で上縦隔に径 28 mm の気管支動脈瘤を認めた．下肺野には mosaic attenuation を認め，気管支動脈と肺動脈との交通が示唆された．血管造影では気管支動脈瘤から肺動脈へのシャントを認め，気管支動脈塞栓術を施行したところ，mosaic attenuation は減弱した．肺動脈と交通し，肺野の mosaicattenuation を呈した縦隔型気管支動脈瘤を経験したため報告する．
キーワード：縦隔型気管支動脈瘤，気管支動脈–肺動脈吻合，気管支動脈塞栓術，モザイクアテニュエーションMediastinal bronchial artery aneurysm, Bronchopulmonary anastomosis,Bronchial arterial embolization (BAE), Mosaic attenuation

緒前医を受診．造影 CT で気管支動脈瘤と診断され，加療言目的に当科を紹介受診した．

気管支動脈瘤は比較的稀な疾患であり，なかでも縦隔入院時現症：身長 166 cm，体重 53 kg，体温 36.6℃，脈型の報告は少ないが，無症状で縦隔腫瘤として発見され

拍 71 回/min，血圧 111/61 mmHg，経皮的動脈血酸素飽や，血胸で発症した例が報告されている．本，意識清明．心音は整で，第和度（SpO2）97％（室内気）症は破裂すると致命的になることもあり，未破裂であっ2 肋間の胸骨右縁と左縁に収縮期に増強する連続性雑音ても治療が必要となる ．

を聴取．呼吸音に異常なし．皮疹・結節などの皮膚所見

た例

1）2）〜 4）

5）

今回我々は，縦隔腫瘤として偶発的に発見された縦隔型気管支動脈瘤の 1 例を経験した．気管支動脈と肺動脈なし．その他特記所見なし．
入院時検査所見：明らかな異常を認めなかった．との交通を示唆する肺野の mosaic attenuation を認め，

画像所見：胸部単純 X 線写真では縦隔陰影の右上肺野コイルによる気管支動脈塞栓術後に改善したため，文献への突出を認めた（図 1）．胸部造影 CT では，気管分岐的考察を加えて報告する．

症例

患者：40 歳，女性．
主訴：胸部異常陰影．
既往歴：帝王切開．
家族歴：特記事項なし．
生活歴：現喫煙者，15 本×20 年間．専業主婦．
現病歴：人間ドックの胸部 CTで縦隔腫瘤を指摘され，連絡先：田坂 定智〒 036‒8562 青森県弘前市在府町 5ａ

弘前大学大学院医学研究科呼吸器内科学講座ｂ

青森県立中央病院呼吸器内科ｃ

弘前大学大学院医学研究科放射線診断学講座（E-mail: tasaka@hirosaki-u.ac.jp）（Received 25 Jul 2018/Accepted 24 Oct 2018）

図 1 初診時胸部単純 X 線検査．右上縦隔の突出を認める（矢印）．

肺動脈と交通した縦隔型気管支動脈瘤

a73b

図 2 胸部造影 CT 検査．（a）CT アンギオグラフィーでは，気管分岐部レベルの下行大動脈から分岐した気管支動脈が椎体の前を横切ってから上行し，上縦隔の椎体右側で径 28 mm の瘤形成が確認される．流出血管は拡張・蛇行している．（b）肺野条件（スライス厚：5 mm．Window level：−650，window width：1,500）では，特に右下肺野に mosaic attenuation を認める．

abc

図 3 気管支動脈造影検査．（a）下行大動脈から分岐した右気管支動脈に動脈瘤が造影された．（b）その後，右肺動脈が本幹まで造影され，気管支動脈‒肺動脈吻合が示唆された．（c）BAE 後の造影では，血流の遮断が確認された．

部レベルの下行大動脈から分岐した気管支動脈が椎体前動脈に動脈瘤が造影された（図 3a）．さらに，蛇行・枝面を上行し，上縦隔椎体右側で径 28 mmの気管支動脈瘤の形成が認められた．流出血管は拡張・蛇行し，吻合先分かれした流出血管から右肺動脈が末梢より逆行するよ
うに本幹まで造影されたため，相当量の気管支動脈‒肺動は明らかではなかった（図 2a）．肺野条件では右下肺野．また，左気管脈シャントの存在が示唆された（図 3b）

優位の mosaic attenuation を認めた（図 2b）．

支動脈は 2 本確認され，右気管支動脈起始部から分岐し

心臓超音波検査：駆出率 64.9％，左室内径短縮率 35.7％

た 1 本を造影したが，左肺動脈の造影はわずかであった．と，心筋の収縮に問題はなかったが，左室拡張末期径続いて気管支動脈塞栓術（bronchial arterial emboliza-54.7 mm，左室収縮末期径 35.2 mmと左室容量負荷が示唆tion：BAE）を行った．まず流出血管にコイルを留置しされた．三尖弁逆流はなく，肺高血圧の所見も認められて順行性血流がなくなったことを確認．その後，瘤内をなかった．

塞栓し，最後に流入血管にもコイルを留置．計 10 本のコ

治療経過：右気管支動脈にガイディングカテーテルをイルで塞栓を行ったところ，血流は完全に遮断された（図留置し，マイクロカテーテルを挿入，気管支動脈造影検3c）．左気管支動脈についてはシャント量が少ないため査を施行したところ，下行大動脈から分岐した右気管支BAE を行わず，翌日に退院となった．

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健常肺での吻合形成機序は明らかになっていない．下川路らは肺動脈と直接交通した気管支動脈瘤の手術症例を検討し，動脈瘤が内・中・外膜の 3 層構造を保持した真性動脈瘤であったことなどから，気管支動脈血流入による容量・圧負荷が動脈瘤の形成要因となったと推測している10）．本症例でも，右気管支動脈の造影直後に右肺動脈全体が造影されるような量のシャントが認められ，また既存の肺疾患もなく，先天的な吻合による容量・圧負荷が原因となった可能性が考えられた．BAE施行前の
図 4 BAE 1 ヶ月後の胸部造影 CT 検査（スライス厚：5 mm．Window level：−650，window width：1,500）．
肺野の mosaic attenuation は改善した．

心臓超音波検査では左室への容量負荷が認められたが，術後には改善されていた．
本症例では術前の胸部 CT で右下肺野優位に mosaicattenuation を認めたが，mosaic attenuation の原因として，①末梢気道病変による air trapping，②末梢肺の血流BAE 1 ヶ月後の造影 CT では右気管支動脈の動脈瘤は不均等，③感染や間質性肺炎などによる炎症細胞浸潤な造影されず，肺野の mosaic attenuation もほぼ消失したどが挙げられる11）12）．本症例では，明らかな感染や間質（図 4）．心臓超音波検査では左室拡張末期径 49.2 mm，左性肺炎などを認めていない．また，術後に行った呼吸機

室収縮末期径 33.0 mm と改善．左房径は術前 31.6 mm か能検査では，肺活量 3.59 L，努力性肺活量 3.45 L，1 秒量

ら 28.2 mm と正常範囲内で軽度低下，肺体血流比は術前2.99 L，1 秒率 86.67％，V50/V25 2.52 と正常範囲であり，フ0.6 から 0.9 と 1 に近づき，左心系への容量負荷の軽減が示

ローボリュームカーブにも閉塞性変化は認めず air trap-44唆された．術後 1 年経過時点で右気管支動脈の再開通はpingは否定的と思われた．術前後で肺血流量の比較をし認められていない．ておらず推測になるが，心臓超音波検査では左室容量負考察

縦隔型気管支動脈瘤は頻度が低く，まとまった報告は少ない．68 例の文献的報告では，男女比 44：24，平均年荷が術前後で減少したことや二次小葉レベルでの mosaicattenuation が観察され BAE 後に改善したことから，末梢レベルの肺動脈から肺静脈にかけて血流の増加や不均等があった可能性があると推測した．

，非破裂例（平齢 59.4 歳 6）．瘤径は破裂例（平均 21.5 mm）

縦隔型気管支動脈瘤は破裂すると致死的となりうるた均 27.5 mm）であり，破裂リスクと瘤径に関連は認めら

め，無症状であっても治療が必要となる．本症例のようれなかった ．別の報告では，35 例のうち，発見時に有に mosaic attenuation を呈する症例もあることから，air症状だったのは 24 例で，破裂例は 16 例（45.7％），うち 2trapping がないにもかかわらず mosaic attenuation を認例が死亡していた ．このように，無症状であっても速やめた場合には，造影 CT などにより縦隔を含めた血流異かな治療が必要となる．

常の検索を行うことが必要と考えられた．

6）

5）

治療としては侵襲性の低い BAE が第 1 選択とされるが，手技が困難な例や，再開通をきたし再塞栓や手術が必要となることもある ．縦隔型気管支動脈瘤 35 例につ7）いての報告では，初回治療で BAEを行ったのは 14 例で，うち 1 例で後に手術を施行され，4 例で再度 BAE を施行された 5）．本症例では再発を認めていないが，今後も経過観察を行う必要がある．
気管支拡張症などの慢性呼吸器疾患例では気管支動脈‒肺動脈吻合を伴う二次性気管支動脈瘤を生じることがあるが，本症例では明らかな呼吸器疾患の既往がなかった．Pumpは剖検肺で小さな気管支動脈‒肺動脈吻合を報告 8）しており，橋詰らも pre-capillary レベルの気管支動脈‒肺動脈吻合を報告している9）．したがって，本症例でも先天的な気管支動脈‒肺動脈吻合が存在した可能性はあるが，肺外気管支動脈瘤形成の成因は不明である．

著者の COI（conﬂicts of interest）開示：本論文発表内容に関して申告なし．

引用文献
1）Tanaka K, et al. Giant mediastinal bronchial arteryaneurysm mimicking benign esophageal tumor: acase report and review of 26 cases from literature. JVasc Surg 2003; 38: 1125‒9.

2）勝田倫子，他．血胸で発見された気管支動脈瘤の1 例．
日呼吸会誌 2009；47：895‒9．
3）大町直樹，他．嘔吐を契機に血胸で発症した縦隔型気管支動脈瘤破裂の1例．日呼吸会誌 2013；2：63‒7．
4）岸田賢治，他．血胸で発症した縦隔型気管支動脈瘤
破裂の 1 例．日臨外会誌 2013；74：3268‒72．

肺動脈と交通した縦隔型気管支動脈瘤755）正津晶子，他．気管支動脈起始部に発生した縦隔型気管支動脈瘤の 1 例．気管支学 2006；28：526‒31．

9）橋詰寿律，他．形態観察に基づく気管支循環と肺循環の関連について．気管支学 2006；28：15‒9．

6）星晋，他．気管支拡張症に合併した縦隔型気管支10）下川路伊亮，他．肺動脈と直接連結した特発性気管支動脈瘤．日呼吸会誌 2008；46：202‒5．

7）佐野正明， 他． 縦隔型気管支動脈瘤破裂の治療経験．気管支学 2011；33：177‒81．

11）Ridge CA, et al. Mosaic attenuation. AJR Am JRoentgenol 2011; 197: W970‒7.

8）Pump KK. The bronchial arteries and their anastomoses in the human lung. Dis Chest 1963; 43: 245‒55.

12）岩澤多恵．肺野のモザイクパターン．日胸臨 2015；
74：553‒62．

動脈瘤の 1 例．気管支学 2014；36：509‒13．

Abstract

Mediastinal bronchial artery aneurysm connecting to the pulmonary arteryshowing mosaic attenuation of the lungs on computed tomographya

Yoshiko Ishioka a, Kageaki Taima a, Masamichi Itoga a,Hiroaki Sakamoto b，Shinya Kakehata c and Sadatomo Tasaka a

Department of Respiratory Medicine, Hirosaki University Graduate School of Medicineb
Division of Respiratory Medicine, Aomori Prefectural Central HospitalcDepartment of Radiology, Hirosaki University Graduate School of Medicine

Background: Mediastinal bronchial artery aneurysm is rare, but rupture of such an aneurysm is potentiallylife-threatening and requires treatment. A 40-year-old female was referred to our department because of an abnormal shadow on her chest roentgenogram. Contrast-enhanced computed tomography (CT) showed a bronchialartery aneurysm of 28 mm in diameter in the superior mediastinum as well as mosaic attenuation of the lungs,
suggesting bronchopulmonary anastomosis. Angiography showed an aneurysm connecting to the right pulmonary artery. After bronchial arterial embolization, the mosaic attenuation diminished. Herein we report a case ofmediastinal bronchial artery aneurysm connecting to the pulmonary artery, showing mosaic attenuation of thelungs, which was successfully treated with bronchial arterial embolization.