脳卒中の外科 38: 243 ～ 249，2010

硬膜脳動静脈瘻

症候性脳静脈灌流障害を呈する硬膜動静脈瘻に対する血管内治療
宮地茂，泉孝嗣，大島共貴，靍見

有史

細島理，松原功明，錦古里武志，若林俊彦

Endovascular Treatment for Dural Arteriovenous Fistula with
Symptomatic Venous Outflow Impairment
Shigeru Miyachi, M.D., Takashi Izumi, M.D., Tomotaka Ohshima, M.D.,
Arihito Tsurumi, M.D., Osamu Hososhima, M.D., Noriaki Matsubara, M.D.,
Takeshi Kinkori, M.D., and Toshihiko Wakabayashi, M.D.
Department of Neurosurgery, Nagoya University Graduate School of Medicine, Nagoya, Aichi,
Japan

Summary: Dural arteriovenous fistula (DAVF) with sinus occlusion and cortical reflux often
presents with neurological symptoms. These symptoms are due to venous congestion andhypertension that often result in intracranial hemorrhage and venous infarction. We investigate
25 patients (9% of all our DAVF cases) including 19 males and 6 females aged from 46 to 79 years
old with brain dysfunction due to marked venous reflux from DAVF. The lesions were locatedin the lateral sinus in 17 patients, the superior sagittal sinus in 2, the tentorial sinus in 3, andother locations in 3 cases. Clinical manifestations included hemorrhage with various neurologicaldeficits in 10 patients and brain dysfunction due to venous congestion in 15 patients, including
7 with visual disturbances, 5 with cognitive dysfunction or dementia, 4 with convulsions, and 3
with other symptoms.
Twelve patients were treated with transarterial embolization (TAE), 10 with transvenous
embolization and 3 with surgical sinus packing. Sinoplasty with balloon catheter was performedin 3 patients. Angiographically, the fistula was totally occluded in 16 patients, almost completely
occluded in 7 and only partially occluded in 2. TAE with glue showed a high cure rate(70%). Symptoms improved or recovered in 18 patients. However, symptoms did not change
in 3 patients, including 1 with pre-operatively severe neurological deficits and 2 with visual
disturbance untreated for a prolonged time or treated palliatively. We found that there were 2
venous reflux patterns to the cortical vein in cases of DAVF. They include reflux to the corticalvein as the only drainage route from the isolated sinus, and retrograde flow through the sagittal
sinus due to the bilateral occlusion of lateral sinus resulting in pancerebral vascular congestion.
The former represented the aggressive type and showed focal venous congestion and required
early occlusion of shunt flow. The latter showed more chronic progression with cognitive or
psychological dysfunction requiring reconstruction of the drainage pathway as well as shunt

Key words:
・dural arteriovenous fistula・venous outflow
・congestion・hemorrhage
・embolization

Surg Cereb Stroke(Jpn) 38: 243–249, 2010

名古屋大学大学院医学系研究科 脳神経病態制御学（受稿日 2010. 1. 12）（脱稿日 2010. 4. 1）〔連絡先：〒466–8550 愛知県名古屋市昭和区鶴舞町 65 名古屋大学医学部 脳神経外科 宮地 茂〕[Address correspondence: Shigeru Miya chi, M.D., Department of Neurosurgery, Nagoya University Graduate School of Medicine, 65 Tsurumai-cho, Showa-ku, Nagoya, Aichi 466–8550, Japan]
Surgery for Cerebral Stroke 38: 2010243

occlusion. These treatments should be performed as early as possible to avoid irreversible
damage to the brain.
Although treatment strategy should be selected according to the location of each DAVF and its
possible approach, transarterial target embolization using liquid embolic materials is promising
due to its high cure rate.

Table 1Case summary (treatment strategy and angiographic results by location)
Treatment strategy
TAE

transvers sigmoid
tentorial
superior sagittal
cavernous
multiple

63201

＊

TVE
70000

TVE

Angiographic results＋sinoplasty

surgical sinus
packing

total
occlusion

subtotal
occlusion

partialocclusion

2000
1

200
10

112
111

5
1
100

10001

TAE: transarterial emboliation, TVE: transvenous embolization
TAE was combined in 3 cases to expect the booster effect.

＊

はじめに硬膜動静脈瘻（DAVF）は，静脈洞閉塞を伴うことが多く，シャント血が脳表静脈に逆流して正常灌流を障害することがある．特に横静脈洞部 DAVF においては，シャント部の遠位近位ともに静脈洞が閉塞し全部のシャント血が皮質へ向かう状態（isolated sinus）になると，静脈うっ滞による静脈性梗塞や出血を呈することが多い4）9）13）．一方，両側の S 状静脈洞や内頚静脈が閉塞している場合には，大脳全体の静脈灌流障害をきたし，高次脳機能障害を起こす．これらの流出路閉塞を伴う症例では，症状が急激かつ進行性であることが多く aggressive DAVF として早急な治療を要するが 2）4）7）10）13）14），経静脈的アクセスルートが閉ざされているため治療に難渋することが多い．本稿ではわれわれが経験した，著明な頭蓋内逆流とそれに伴う脳機能Table 2Clinical outcome*Clinical symptoms＊
associatedwith venous congestion
visual disturbancedementia, cognitive
dysfunction
aphasia
depression
convulsion
consciousness disturbancevertigoClinical results＊＊
cureimprovement

no change

312201201311210000010＊

except for 3 cases with the sequela due to the subcortical
hematoma＊＊
Total number of each item is not correlated with casenumbers because multiple symptoms are often observed in 1case.

障害を呈した 25 症例の結果を提示し，重症例の治療戦略
ト部 3 例，多発性（横静脈洞部と上矢状洞部）2 例，海綿静について文献的考察を加えた．
対象脈洞部（CS）1 例であった．発症形式は症候性の出血が 10例，静脈うっ滞による症状が 15 例である．出血例は全例

対象は 1997 年 1 月から 2008 年 12 月までの間に治療を横静脈洞部 DAVF で，静脈うっ血に伴う皮質下出血であ行った硬膜動静脈瘻 227 例のうち，高度な脳表静脈逆流にる．静脈うっ滞による脳機能不全としては，重複も含めて起因する脳機能障害を呈した 25 症例である．脳表静脈逆視力・視野障害が 7 例，痴呆，認知障害などの高次脳機能流を伴うが順行性の流出路ももつ例（いわゆる Cognard

障害および精神症状が 5 例で，4 例は痙攣にて発症した．

type3） IIb）または逆流があるが脳機能障害をまったく呈し抑うつなどの精神機能障害や意識障害が各 2 例，平衡機能ていない例は除外した．内訳は男性 19 例，女性 6 例で，障害が 1 例で認められた．出血による症状はすべて側頭ま

年齢は 46︲79 歳（平均 65.4 歳）である．DAVF の部位は横・たは頭頂葉の皮質下出血に伴い，意識障害が 1 例，視野障S 状静脈洞（TS-SS）17 例，上矢状静脈洞（SSS）2 例，テン害が 3 例，認知障害が 4 例，失語が 3 例で認められた．

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脳卒中の外科 38: 2010

A B CD E FG HFig. 1

 case of DAVF at transvers and sigmoid sinus (TS-SS) with impaired drainage
Aroute.CT scan shows multiple subcortical hematoma (A) and external angiogram revealed
multiple shunt at the left TS-SS with remarkable reflux to SSS due to the distal endof left SS (asterisk) and severe stenosis of right TS (arrow) (B, C) and marked congestion of cortical venous outflow (D). Transvenous coil packing of left TS-SS via
right TS (E) resulted in the total occlusion of the shunt (F). Sinoplasty of right TS(double arrow) resulted in the recovery of normal venous drainage (G, H).

治療および結果

経動脈的塞栓術（TAE）12 例，経静脈的塞栓術（TVE）10例でうち 3 例でバルーンによる閉塞静脈洞の再開通と拡張治療は発症後または来院後可及的早期（1 カ月以内）に行（sinoplasty）を行った（症例 1）．3 例が開頭手技を併用した

われた．Table 1 に summary を示す．治療法としては，

経 皮 的 catheterization に よ り sinus packing を 行 っ た
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AB C D

Fig. 2

 case of DAVF at the cavernous sinus (CS) refluxing into superA
ficial temporal vein (arrow) from both dural feeders of carotid
artery (A). Under the right frontotemporal craniotomy Sylvian vein
was exposed (B). A microcatheter was inserted into the affectedsinus through the needle indwelled in the Sylvian vein (B) andcoils were placed (C). Postoperative angiogram showed complete
occlusion of DAVF (D).

（surgical sinus packing）．TS-SS DAVF の 2 例 お よ び

例で，術後症候性の皮質下出血を認め，開頭術を要した．

SSS DAVF の 1 例では sinus 直上にて穿頭後，直接 sinus

代表症例を穿刺して sinus packing を行った．また 1 例上矢状洞上に穿頭穿刺して罹患静脈洞へアプローチした．sphenopa-〈症例 1〉（Fig. 1）

rietal sinus のみに逆流する CS 部の DAVF には，前頭側64 歳女性．痙攣にて発症，近医にて意識障害悪化，左頭小開頭を行い，Sylvian vein を直接穿刺してシャント部片麻痺となり，半昏睡状態にて搬送された．CT にて両側へアプローチして TVE を行った（症例 2）．TS-SS DAVF

大脳半球に多発性の皮質下出血を認め，脳血管撮影にて左の 6 例および多発性（TS-SS＋SSS）のうち，TS-SS 部につTS-SS 部に DAVF を認めた．左 SS の尾側が閉塞し，右いては，閉塞した sinus を penetration して，病変となるTS に狭窄があるため，シャント血は皮質静脈または SSS静脈洞へアプローチしてコイル塞栓術を行った．TS-SS 部や直静脈洞へ逆流し，著明な大脳半球の静脈灌流障害を呈の 5 例とテント部の 3 例は glue を用いた TAE にて治療していた（Lalwani grade8）III）．右 TS 経由で左 SS へアし（症例 3, 4），TS-SS 部の 1 例と多発性の 1 例は particleプローチし，罹患静脈洞をコイルにて packing した．そのとコイルによる栄養動脈閉塞に終わった．

後狭窄の強い右 TS に対しバルーンカテーテルを用いた結果として，完全閉塞は 16 例，一部のシャントが残る

sinoplasty を行った．術後シャントの消失と正常の静脈灌不完全閉塞が 7 例，姑息的閉塞のみの部分閉塞が 2 例で流が得られ，高次脳機能障害を残すも意識障害は改善しあった．塞栓術別では TAE による完全閉塞は glue ではた．

10 例中 7 例と高率であったのに対し，particle＋コイルに〈症例 2〉（Fig. 2）

よる TAE の 2 例は部分閉塞に終わった．さまざまなアプ

58 歳男性．頭痛と視力障害にて発症．MRA にて血管奇ローチによる TVE の完全閉塞率は 13 例中 9 例であった．

形が疑われ，脳血管撮影にて頭蓋内逆流が唯一の drain-症候の消失または改善は 18 例で得られた．症候別の改善

age route である aggressive type の CS DAVF を認めた．

度は Table 2 に示す．術前より重度の神経症状を呈した 1

シャント血は Sylvian および deep Sylvian vein を介して，例では改善が得られず，部分閉塞に終わった 1 例と比較的皮質静脈および深部静脈系へ drainage されていた．下垂長い病歴を持つ 1 例では視力・視野障害の改善が得られな体静脈洞（IPS）が閉塞し，経皮的経静脈的アプローチが困かった．またもともとある皮質下出血による後遺症として難であったため，前頭側頭開頭にて Sylvian vein を露出の 神 経 症 状 は 改 善 が 乏 し か っ た． ま た 合 併 症 と し て，して留置針を刺入し，それを介してマイクロカテーテルをsinus packing 不十分であった，isolated TS-SS DAF の 1

罹患静脈洞へ誘導し，コイルにて packing を行った．治療

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A B CDFig. 3

 case of aggressive DAVF at transvers sinus (TS) with isolated sinus presentingAheadache and convulsion (A). 
After the embolization of dural feeders from both external carotid artery and rightvertebral artery, lastly a microcatheter was placed into the most distal part of right
middle meningeal artery (B) and it was embolized with diluted glue to penetrate theshunt (C). Postoperative angiogram showed complete occlusion of DAVF (D).

は手術室にてポータブル DSA 装置の透視下に行った．術

シャント血の導出路が閉ざされ皮質静脈へ逆流する type

後シャントは消失し，症状も改善した．

（isolated sinus）においても，involve された皮質静脈が静〈症例 3〉（Fig. 3）脈間の吻合をもち，他の静脈洞または導出静脈を介して頭69 歳男性．頭痛とけいれんにて発症．血管撮影にて左蓋外へシャント血をスムーズに流出できる場合には比較的TS 部 に isolated sinus で 著 明 な 皮 質 静 脈 逆 流 を 認 め る

症状は生じにくい．吻合がないか，または狭窄や閉塞が生DAVF が認められた．栄養動脈は左右の後頭動脈のほか，じた場合には，脳実質内での微細吻合を介して深部静脈系

左の中硬膜動脈，上行咽頭動脈，後耳介動脈，後硬膜動脈や他の導出系に向かうことになり，結果として局所に高度が関与していた．まず対側および左の硬膜動脈を低濃度の静脈圧亢進が生じ，静脈性浮腫やそれに伴う出血を引き（20%）の glue（NBCA＋リピオドール溶液）にて塞栓した．

起こして症候性となる．もう 1 つの症状出現のメカニズム最後に残した中硬膜動脈から 20% の glue を shunt point

は，前述の isolated sinus ではなく，導出経路が TS-SS にまで penetrate するように注入し，完全閉塞を得た．

依存している状態，すなわち静脈吻合による海綿静脈洞や〈症例 4〉（Fig. 4）

導出静脈への経路が低形成の状態で，両側の TS-SS が閉

56 歳男性．頭痛と進行性の小脳失調，構語障害にて発塞した TS-SS 部の DAVF の場合である．シャント血は直症．MRI では左小脳半球の著明な浮腫がみられ，血管撮静脈を介して深部静脈系に強いうっ血をもたらすか，上矢

影にてきわめて low flow の DAVF を小脳テント正中後端状静脈洞を逆流して両側の皮質静脈へ逆流し，皮質全体のに認めた．シャント血は小脳表面の静脈へ drainage する

静脈灌流障害を起こす2）（Table 3）．われわれの症例のうが washout が不良であった．後頭動脈と後硬膜動脈からちの精神障害をきたした 2 例と意識障害の 1 例，視力障害の feeder を低濃度 glue にて塞栓し完全閉塞を得た．術後の 2 例はこのタイプであった．特に視力障害の原因は，著3 カ月で小脳浮腫は改善し，神経学的症候も消失した．

明な頭蓋内圧亢進を伴う高度のうっ血乳頭であった．

考察

出血発症例はもちろん，進行性かつ重篤な神経症状を伴う aggressive DAVF においては早急な治療が必要なこと

硬膜動静脈瘻がその進行過程で静脈洞が閉塞を伴うことは当然であり7）10），治療の遅れは，神経症状回復遅延や永はよく知られている12）．このうちすべての sinus からの続性障害の後遺につながる15）．われわれの例においても 3Surgery for Cerebral Stroke 38: 2010247

Fig. 4

Table 3

 case of focal cerebellar edema due to the tentorial DAVF with impaired outflow
A
presenting ataxia (A). Feeders from occipital artery and posterior meningeal artery (B)were embolized with diluted glue. Postoperative angiogram showed complete occlusion of the fistula (C). MRI revealed marked improvement of the edema. (D; before (left ),1 month after (center) and 6 months after (right ) the embolization).

A B CD

Mechanism of symptomatic development due to the venous hypertension with dural arteriovenous fistulaType with affected sinus

Type without affected sinus

Local cranial nerve palsy
due to the venous hypertension1

CS (III – VI)
ACC (XII)―

Neurological symptoms
due to the reflux to the normal venous system2

TS, SSS (cerebral dysfunction)
CS (optical dysfunction3)

Spine, CCJ

Hemorrhage due to theTSdrainage impairment		

Ethmoidal4
Tentorial4 (Spine, Middle cranial fossa)

1: mechanical compression or perfusion failure for the neuroallimentation
2: venous infarction due to the local venous congestion or whole cerebral (cognitive, psychological) dysfunction and intracranial
hypertension
3: graucoma with extraocular symptoms and occasional brain stem dysfunction with the subtentorial reflux
4: frequently due to the rupture of varix
abbreviations: CS; cavernous sinus, ACC; anterior condylar confluence, TS; transverse sinus, SSS; superior sagittal sinus, CCJ;
craniocervical junction

カ月以上の病歴を持つ例における改善度は低かった．しか導出への遠位側静脈を直接穿刺してアプローチする surgi-

しながら，アプローチルートの閉ざされた罹患静脈洞へのcal sinus packing を選択する．この方法は，侵襲性は高到達は一般的に困難であり，経静脈的に硬いガイドワイいが根治率も高い．われわれは本症例群には含まれない

ヤーを用いて閉塞部を穿通させることを第一選択とするが，無症候性で経静脈的アプローチ困難な TS-SS DAVFが，不可能な場合には罹患静脈洞の直上またはその頭蓋内3 例も含めた 7 例に適用したが，全例根治が得られた．た248

脳卒中の外科 38: 2010

だし，1 例で穿刺に伴う硬膜下血腫を生じて開頭術を要しが，侵襲性の問題とデバイス，治療技術などの向上によりており，手術室での実施が望ましい．

後者についての需要が増加する可能性がある．

一方，罹患静脈洞を持たない DAVF では，glue を用いた根治的 TAE が必要である．皮質静脈逆流による出血を高 率 に 発 生 す る 前 頭 蓋 底（ 嗅 窩 ）部 や 一 部 の テ ン ト 部
DAVF においては，開頭によるシャント閉塞が行われることが多い9）10）．テント部の根治的 TAE としては，主栄養血管であるテント動脈への catheterization が必要であるが，この動脈の分岐する meningohypophyseal trunk の起始部はきわめて tortuous であり，シャント部までカテーテルを挿入することは困難なため，起始部から低濃度のglue を慎重に注入してなるべくシャント付近まで到達させる．この内頚動脈硬膜枝以外に，副中硬膜動脈などからの栄養動脈がある場合には，なるべくシャント近くまでcatheterization したうえで，drainer まで penetrate する
ように glue を注入して根治をはかる．この戦略的な TAE
は isolated TS DAVF においても応用できる．方法論は各テキスト9）10）に譲るが，一般に内頚，椎骨動脈の硬膜枝と外頚動脈（後頭動脈，後耳介動脈など）からの栄養枝を，近位側閉塞でよいので閉塞しておいた状態で，最もシャント部位へアプローチしやすい最後に残った中硬膜動脈（いわゆる「勝負血管」）から，カテーテルを wedge させた状
態で drainer 側まで glue を押し進める．われわれは，今回 glue による TAE を行った TS-SS DAVF 5 例のほか，無症候性の 2 例も含めて，この方法で 6 例に完全閉塞が得られた．
isolated sinus の DAVF における sinus packing では，
危 険 な drainage の み 残 さ な い よ う に す る 必 要 が あ る．
TVE においては feeder からの流入がとめられていないた
め，十分な血管構築の理解のうえ，危険な流出路の塞栓を最も重要視すべきであり11），最初の画像上認められない導出路が出現して遺残するとわれわれの症例のように術後出血の原因となる．一方，TAE については，従来の栄養血管の近位部から固体塞栓物質を乱射する方法では，近位閉塞に終わるうえに再開通も必至であった2）が，上述の液体塞栓物質による段階的，戦略的 TAE は根治性が高く，われわれも 86% の例で完全閉塞が得られた．すでに欧米では Onyx を用いた根治的 TAE の報告が出てきており1）5）6），
isolated sinus を有する DAVF について血管内治療方針の変化が予想される．
まとめ症候性の頭蓋内逆流を呈する DAVF の治療は早急かつ効果的に行う必要がある．経静脈的または直接穿刺によるsinus packing と戦略的 TAE が症例に応じて選択される

文

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