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日呼吸誌

11（6），2022●画像診断

肺静脈瘤を合併したアレルギー性気管支肺真菌症の 1 例
尾下豪人

緒方美里

井上亜沙美

佐野由佳

吉岡宏治

池上靖彦

要旨：症例は過去にアレルギー性気管支肺真菌症を疑われた 67 歳の女性．検診で胸部単純 X線写真の異常を指摘されて再診した．胸部単純 CT では中枢性気管支拡張，気管内粘液栓とともに左肺下葉に増大傾向を示す結節影を認めた．造影 CT を施行したところ，左肺下葉の結節影には肺静脈との連続性と造影効果を認めた．左肺下葉切除術を施行され，肺静脈瘤と最終診断された．粘液栓と血管病変はいずれも辺縁平滑な結節影を示すため，造影効果，気管支や血管との連続性，内部の CT 値に着目して鑑別する必要がある．
キーワード：肺静脈瘤，アレルギー性気管支肺真菌症，高吸収粘液栓
Pulmonary varix, Allergic bronchopulmonary mycosis (ABPM),High attenuation mucus (HAM)緒言

血液検査にて非特異的 IgE 高値（908 IU/mL），好酸球増多（1,942/μL）などを指摘された．ABPMを疑われたが，肺静脈瘤は比較的稀な疾患であり，一部分に限局した気管支鏡検査やステロイド薬投与の同意が得られず，確肺静脈の拡張と定義されている ．多くの症例は治療を定診断には至らなかった．気管支喘息に対して外来治療要さないが，過去には静脈瘤内の血栓形成により脳塞栓を受け，肺病変は画像的に増悪と消退を繰り返したが，をきたした症例や，気管支や胸腔内へ破裂した症例も報症状は乏しかった．20XX−9 年には患者の希望があり，

1）．一方，アレルギー性気管支肺真菌症

当院から近医に転医して喘息治療が継続された．20XX（allergic bronchopulmonary mycosis：ABPM）は，気道年 9 月に検診の胸部単純 X 線写真にて異常陰影を指摘さ内に腐生した真菌によって引き起こされるアレルギー性れたため，当院を受診した．

告されている1）2）

気道・肺疾患である ．わが国では高吸収粘液栓（high既往歴：気管支喘息（小児期から）．

attenuation mucus：HAM） を 含 む 10 項 目 か ら な る

家族歴：特記事項なし．

ABPM臨床診断基準が作成され，高い精度で ABPMを診

生活歴：喫煙は 5 本/dayを 7 年間（27 歳まで）
．飲酒な3）

断できることが報告されている ．
4）

し．職業は販売員．

我々は肺静脈瘤を合併した ABPM の 1 例を経験した．

身体所見： 体温 36.7℃， 血圧 143/81 mmHg， 脈拍 67

粘液栓と血管病変の鑑別について示唆に富む症例であっ．胸部回/分・整．呼吸数 14 回/分，SpO2 98％（室内気）たため報告する．

聴診では心雑音はなく，呼吸音も清．腹部，四肢に異常症例は認めなかった．
検査所見：血液検査では非特異的 IgE が 3,420 IU/mL

患者：67 歳，女性．と高値であった．また，追加提出したアスペルギルス特主訴：胸部異常陰影．

異的 IgE が陽性だった．

現病歴：20XX−12 年 4 月に喘息症状が悪化したため

画像所見：胸部単純 X線写真では，20XX−9 年の画像

当院を受診し，胸部 CTで中枢性気管支拡張所見，HAM，にも認められる右上肺野の索状影，右下肺野の軌道状陰影に加え，左下肺野に腫瘤影を新たに認めた（Fig. 1）．

連絡先：尾下 豪人〒 730‒0822 広島県広島市中区吉島東 3‒2‒33
国家公務員共済組合連合会吉島病院呼吸器内科（E-mail: oshita1978@gmail.com）（Received 23 Jun 2022/Accepted 4 Aug 2022）

胸部単純 CT（Fig. 2）では，肺野条件でびまん性に気管支拡張や気管支壁肥厚を認めた．また，縦隔条件で内部平均 CT 値が 70〜80 HU とやや高吸収を示す結節影が散在していたが，左肺下葉肺門側に平均 CT 値が 26 HU の結節影を認めた．

肺静脈瘤を合併した ABPM371

臨床経過：胸部 CT 縦隔条件で高吸収域を示す結節影

成画像では肺静脈との連続性が確認できた（Fig. 4B）．

は粘液栓と考えられたが，左肺下葉肺門側の結節影は内同病変に連続する拡張肺動脈は認めなかったため，肺動部高吸収域を示さず，20XX−10 年の胸部単純 CTと比較静脈奇形は否定的であり，肺静脈瘤を疑った．患者の希すると同病変は明らかに増大していた（Fig. 3）．腫瘍性

望で A 病院呼吸器外科に転医し，胸腔鏡補助下左肺下葉病変や血管病変との鑑別が必要と考え，1 週間後の再診切除術が施行された．切除組織では肺静脈の嚢状拡張を時に造影剤による副作用の危険性を説明し，同意を得た

認め，肺静脈瘤と診断された．瘤部分には静脈壁の菲薄うえで造影 CT を施行した．左肺下葉肺門側の結節影に化と平滑筋や弾性線維の減少がみられた．

は肺静脈と同程度の造影効果を認め（Fig. 4A），3-D再構

考察

本症例は ABPMの経過中に粘液栓に混じって増大傾向を示す結節影を認め，肺静脈瘤と診断した．なお，本症例を 2019 年に作成された ABPM の診断基準 4）に照らすと，気管支喘息，末梢血好酸球数 500/μL 以上，血清総IgE 値 417 IU/mL 以上，糸状菌に対する特異的 IgE 陽性，中枢性気管支拡張，気管支内粘液栓，HAMの 7 項目を満たし，ABPM の確定診断例と考えられた．
粘液栓と血管病変はいずれも単純 CT で辺縁平滑な結節影を呈する．造影 CT での造影効果を評価すれば一目瞭然だが，本症例のように喘息を合併する患者では造影剤による副作用の危険性が高いため，実施に際しては慎重さが求められる．単純 CT でも病変と血管あるいは気管支の連続性を評価することで，血管病変を鑑別することは可能である．その際には軸位断だけでなく，矢状断，冠状断，3-D再構成画像による評価も有用である5）．一方，Fig. 1 Chest radiography. Chest radiography showeda trabecular shadow in the upper right lung ﬁeld, tramline shadows in the lower right lung ﬁeld, and a massshadow (yellow circle) in the lower left lung ﬁeld.

A

本症例のように同一症例に粘液栓と血管病変が混在した
場合，個々の病変について周囲構造物との連続性の評価を怠ってしまうと診断の遅れにつながりかねない．これB

Fig. 2 Computed tomography (CT). (A) Chest CT (pulmonary window setting) showed central
bronchiectasis in both lungs. (B) Chest CT (mediastinal window setting) revealed multiple
high attenuation mucoid impaction (yellow arrowheads) in both lungs and a nodular shadow(yellow arrow) in the lower lobe of the left lung.

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A

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B

Fig. 3 Comparison of chest CT taken 10 years ago and at revisit. (A) Chest CT scan taken 10 years ago showed
high attenuation mucoid impaction (yellow arrowhead, average CT value 95 HU) in the lower lobe of the rightlung. (B) Chest CT scan at revisit revealed an increase in the nodular shadow (yellow arrow, average CT value
26 HU) in the lower lobe of the left lung.

ABFig. 4 Contrast-enhanced CT scan with three-dimensional volumetric imaging. (A) Contrast-enhanced CT revealed
a highly enhanced nodule (yellow arrow). (B) Three-dimensional CT demonstrated that the nodular lesions werecontinuous with the left pulmonary vein (yellow arrow).

まで粘液栓と血管病変の鑑別に焦点を当てた報告は乏し
く，教訓的な症例と考えられた．となった．
本症例において ABPMによる慢性気道炎症と気道の構

また，ABPMによる粘液栓と血管病変の鑑別点として，造破壊が肺静脈瘤の発症に関与したのかどうかは興味深

単純 CT縦隔条件における内部の CT値も一助となることい点である．肺静脈瘤の発症様式としては先天性と後天がある．ABPMによる粘液栓は約半数で傍脊椎筋よりも性があり，後天性では僧帽弁機能異常などによる肺静脈高吸収（CT 値で 70 HU）を示し ，ABPM の診断におけ圧亢進が重要とされている8）〜10）．心疾患を合併しない症る有用性が高い．特に再燃例や IgE 高値例では HAM が例は基本的に予後良好とされ，治療対象にならないこと認められることが多いとの報告もあり ，本症例の粘液栓が多い8）．しかし，心疾患がないにもかかわらず増大傾でも高吸収が認められた．一方，左肺下葉に増大した肺向を示して手術を施行された症例報告もあり，その報告

静脈瘤には内部高吸収域を認めず，血管病変を疑う一因

では先天的もしくはなんらかの後天的な要因により，中6）7）肺静脈瘤を合併した ABPM膜平滑筋の菲薄化や脆弱性が存在し，正常な肺静脈圧で瘤化したと推測されている ．本症例も心疾患はなかっ
11）たが肺静脈瘤は緩徐に増大し，手術検体で静脈壁の菲薄化，脆弱化が認められた．検索した範囲で ABPMと肺静脈瘤の合併例は報告がなく，因果関係は不明である．
肺静脈瘤の治療方針には明確なものはなく，心疾患の有無，瘤の変化，患者の合併症，全身状態，希望などを勘案して症例ごとに決定する必要がある．前述どおり心疾患のない症例では治療を要さないことが多いが，本症
例は瘤が大きく，増大傾向も顕著であったため，将来的な瘤破裂や血栓症合併の危険性が否定できないと考え，手術療法を選択した．

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2）Arnett JC Jr, et al. Pulmonary varix. Thorax 1976;
31: 107‒12.
3）Asano K, et al. Allergic bronchopulmonary mycosis ̶ pathophysiology, histology, diagnosis, andtreatment. Asia Pac Allergy 2018; 8: e24.
4）Asano K, et al. New clinical diagnostic criteria forallergic bronchopulmonary aspergillosis/mycosis
and its validation. J Allergy Clin Immunol 2021; 147:1261‒8.
5）安西誠，他．3-D CT画像が診断上有用であった肺静脈瘤の 1 例．日呼吸会誌 2011；49：619‒22．

6）Oguma T, et al. Allergic bronchopulmonary asper-

以上，肺静脈瘤を合併した ABPM の 1 例を報告した．

gillosis in Japan: a nationwide survey. Allergol Int
2018; 67: 79‒84.

粘液栓と血管病変の鑑別には注意を要し，造影効果，気7）Agarwal R, et al. Clinical signiﬁcance of hyperatten-

管支あるいは血管との連続性，内部の CT 値などから鑑別する必要がある．
謝辞：本論文の執筆にあたりご指導をいただいた，当院院長の山岡直樹先生に深謝します．
著者の COI（conﬂicts of interest）開示：本論文発表内容に関して申告なし．

uating mucoid impaction in allergic bronchopulmonary aspergillosis: an analysis of 155 patients. Chest
2007; 132: 1183‒90.
8）厚地良彦，他．Pulmonary varix―その臨床的意義．
心臓 1974；6：1529‒35．
9）Shida T, et al. Pulmonary varices associated withmitral valve disease: a case report and survey ofthe literature. Ann Thorac Surg 1982; 34: 452‒6.

引用文献10）伊藤重範，他．僧帽弁膜症に伴った肺静脈瘤の 1 例．
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1）Batram C, et al. Pulmonary varices. Br J Radiol
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11）下川秀彦，他．右肺静脈瘤に対し右 S 9,10 区域切除を施行した 1 例．日呼外会誌 2016；30：69‒74．

Abstract

A case of allergic bronchopulmonary mycosis with pulmonary varix
Hideto Oshita, Misato Ogata, Asami Inoue, Yuka Sano,
Koji Yoshioka and Yasuhiko Ikegami

Department of Respiratory Medicine, Federation of National Public Serviceand Aﬃliated Personnel Mutual Aid Associations, Yoshijima Hospital
A 67-year-old woman who was previously suspected of having allergic bronchopulmonary mycosis (ABPM)
returned to our hospital because of chest radiograph abnormalities. Chest computed tomography (CT) showed
central bronchiectasis and mucous plugs, as well as increased nodular shadowing in the lower lobe of the left
lung. Contrast-enhanced CT conﬁrmed the continuity of the nodular shadow of the left lung with the pulmonaryveins and the contrast-enhanced eﬀect. She underwent a left lower lobectomy and was ﬁnally diagnosed withpulmonary varix. Since both vascular lesions and mucous plugs due to ABPM can exhibit smooth nodular shadows, they should be diﬀerentiated by focusing on the contrast eﬀect, continuity with bronchi or blood vessels,
and internal CT values.