日呼吸誌●症

10（6），2021

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例

CEA，PR3-ANCA が高値を示したアレルギー性気管支肺真菌症の 1 例
尾下豪人

妹尾美里

井上亜沙美

佐野由佳

吉岡宏治

池上靖彦

要旨：症例は 66 歳の女性．2 ヶ月前から湿性咳嗽を自覚し，胸部 CT で右肺上葉の腫瘤影を，血液検査でCEA，PR3-ANCA の高値を指摘された．気管支鏡検査では右 B3 に粘液栓を認め，気管支洗浄液の真菌培養では Penicillium corylophilum が検出された．アレルギー性気管支肺真菌症と診断し，ステロイド薬を投与したところ，腫瘤影は消退した．腫瘤影を呈し，CEA，PR3-ANCAが高値を示したため，肺癌や多発血管炎性肉芽腫症との鑑別を要した．
キーワード：アレルギー性気管支肺真菌症，ペニシリウム，癌胎児性抗原，プロテネース 3 抗好中球細胞質抗体

Allergic bronchopulmonary mycosis (ABPM), Penicillium, Carcinoembryonic antigen (CEA),

Proteinase 3-antineutrophil cytoplasmic antibody (PR3-ANCA)

緒にて右肺上葉の腫瘤影が認められた．内服抗菌薬［アモ言キシシリン/クラブラン酸（amoxicillin/clavulanic acid：

アレルギー性気管支肺真菌症（allergic bronchopulmo-AMPC/CVA）， ア ジ ス ロ マ イ シ ン（azithromycin：nary mycosis：ABPM）は，胞子の状態で吸入され，気AZM）］で加療されたが，自覚症状，画像所見ともに改道内で発芽・腐生した真菌がⅠ型・Ⅲ型アレルギーを誘善がなく，血液検査にて CEA および PR3-ANCA が高値導して起こる ．

であったため，5 月下旬に当院を精査目的で受診，入院属菌を原因とするアレルギー1）性気管支肺アスペルギルス症（allergic bronchopulmonary aspergillosis：ABPA）の頻度が高いが，わが国ではスエヒロタケによる ABPM の報告例も多い ．
2）した．
併存症：慢性心房細動，アレルギー性鼻炎．
既往歴：心房細動に対してカテーテルアブレーショ

我々は腫瘤影を呈し，CEAおよび PR3-ANCAが高値をン．気管支喘息の既往なし．

示したため，肺癌や多発血管炎性肉芽腫症（granulomato-

家族歴：特記事項なし．

sis with polyangiitis：GPA）との鑑別を要した ABPMの1 例を経験した．文献的考察を加えて報告する．

症例

生活歴：喫煙，飲酒はなし．職業は専業主婦．住居は築 30 年の木造住宅．陽当たり，風通しはよく，カビの生えているところはない．
入院時身体所見：身長 157 cm，体重 51 kg，体温 36.6℃，患者：66 歳，女性．

血圧 143/86 mmHg，呼吸数 14 回/分，脈拍 68 回/分・整，

主訴：湿性咳嗽．

．胸部聴診では心雑音なく，呼吸音
SpO2 99％（室内気）現病歴：2021 年 3 月末から湿性咳嗽が出現し，近医でも清．体表リンパ節に腫脹なし．腹部および四肢に異常吸入ステロイド薬や気管支拡張薬などを処方されたが改所見なし．

善なく，5 月上旬に胸部単純 X 線写真で右肺に異常陰影

検査所見（Table 1）：末梢血好酸球の増多を認めた．

を指摘された．A 病院を紹介受診したところ，胸部 CT

CEA が 14.8 ng/mL（基準値＜5 ng/mL），PR3-ANCA が7.4 U/mL（基準値＜1.0 U/mL）と高値だった．非特異的連絡先：尾下 豪人〒 730‒0822 広島県広島市中区吉島東 3‒2‒33
国家公務員共済組合連合会吉島病院呼吸器内科（E-mail: oshita1978@gmail.com）（Received 20 Jul 2021/Accepted 2 Sep 2021）

IgE（総 IgE）が高値だったため，特異的 IgEを追加提出したところ，各種真菌に対する特異的 IgEが高値だった．
画像所見：胸部単純 X 線写真では右中肺野中枢側に浸潤影を認めた．胸部 CT の肺野条件では右肺 S3 に腫瘤影を認め，周囲にはすりガラス影，粒状影を認めた（Fig. 1A）
．

日呼吸誌

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Table 1
Hematology
WBC
7,700 /μL
Neu
41.0 %
Ly
19.1 %
Mo
4.9 %Eo
33.2 %
RBC
480×104 /μL
Hb
14.6 g/dL
Ht
45 %
Plt
19.1×104 /μL

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Laboratory data

Biochemistry and serology
TP
7.3 g/dL
AST
28 U/LALT
19 U/LLDH（IFCC）
246 U/L
BUN
14.7 mg/dL
Cre0.79 mg/dL
Na
141 mmol/LK
4.3 mmol/L
Cl103 mmol/L
CRP
0.22 mg/dL
CEA
14.8 ng/mL
CYFRA
1.3 ng/mL
ProGRP
40.6 pg/mL
KL-6295 U/mL
β -D-glucan＜3.5 pg/mL
T-SPOT.TB（−）
Anti-MAC ab（−）
PR3-ANCA
7.4 U/mL
MPO-ANCA＜1.0 U/mL

Total IgE
Speciﬁc IgE

1,640 IU/mL
3.8 UA/mL
3.0 UA/mL
5.2 UA/mL
1.1 UA/mL
5.6 UA/mLFeNO

110 ppb

Respiratory function test
VC
2.44 L%VC
91.7 %
1.84 LFEV175.4 %FEV1/FVC92 %%FEV1Bronchial washing ﬂuidCytology
class IICultureAB

Fig. 2 Bronchoscopy ﬁndings. Bronchoscopic examination revealed mucoid impaction in the right B3.

量分析ではFig. 1 Chest computed tomography (CT). Chest CT atﬁrst visit showed tumor shadow in the right S3 (A),and a high attenuation area was observed inside thetumor shadow in the mediastinal window (B).と判定された．後日提出した遺伝子同定検査（富士フイルム和光純薬/ベックス）でも同菌と確認した．ABPM の新しい診断基準 3）に照らすと， 末梢血好酸球数≧500/μL，IgE≧417 IU/mL，下気道検体の培養で属菌検出，属菌の特異的 IgE 陽性，気管支内粘液栓，HAM を認め，10 項目中少なくとも 6 項目を満たしたため，ABPM

縦隔条件では腫瘤影内部に索状の高吸収域を認め（Fig.と診断した．血液検査では CEA，PR3-ANCAが高値だっ1B），high attenuation mucus（HAM）が疑われた．

たが，気管支洗浄液の細胞診で異型細胞は検出されず，

臨床経過：腫瘤影の精査目的で気管支鏡検査を施行し全身諸臓器に血管炎を示唆する所見を認めなかったた

たところ，右 B に白色の粘液栓を認め（Fig. 2），同部をめ，肺癌および GPAは否定的と考えた．プレドニゾロン

生理食塩水で洗浄した．気管支洗浄液のグロコット染色（prednisolone：PSL）25 mg/day の内服投与を開始したは陰性だったが，真菌培養にて糸状菌の発育を認め，質ところ，右肺 S3 の腫瘤影は気管支拡張所見を残して消退3

CEA，ANCA が高値を示した ABPM

し（Fig. 3），CEAおよび PR3-ANCAは低下した（Fig. 4）．

考ABPA/ABPM では，原因真菌の菌種ごとに臨床的特徴が異なることが示唆されており，わが国で報告例の多察

本症例は気管支洗浄液から

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いスエヒロタケによる ABPMは ABPAと比べて，女性に属菌を検出し多く，喘息の合併頻度が低く，再燃が多い傾向がある2）．

た．沈降抗体および特異的 IgG 抗体は測定できていない

これまでものの，同菌に対する特異的 IgEが陽性だったことから，れるのみ8）であるため，その臨床的特徴については明ら属菌による ABPM の報告は散見さ属菌を原因とする ABPM と診断した．非アかでない．2019 年に作成された ABPM の新しい診断基属菌

準 3）では，一部の血清学的項目が確認できなくても診断は，Chowdharyらによるレビューでは 143 例中 3 例 ，わ可能となったため，ABPMの報告例は今後増加すると推が国での検討では 24 例中 3 例と報告されており ，比較的測される．これまで報告例の少なかった原因真菌につい稀である．ても，症例を集積して臨床的特徴を明らかにすることがスペルギルス ABPM の原因菌としての4）5）属菌は食品などに繁殖するありふれた真菌であるが，本症例で検出された望まれる．

は特に高湿度な建築物内に繁殖することが知られてい本症例で特異だったのは，CEA，PR3-ANCAが高値をる6）．カビの多い住宅で発症した，同菌を原因とする過敏示した点である．CEA が高値を示した ABPA/ABPM の性肺炎も過去に報告されている7）．

症例報告は，過去に散見される9）10）．Yangらは ABPA患者において，好酸球数と血清 CEA値が相関すること，免疫組織染色法および免疫蛍光抗体法にて好酸球が CEA陽性であることを示し，ABPAにおいて好酸球が CEA分泌細胞として機能する可能性を示唆した11）．一般的に，CEAは腫瘍マーカーとして測定されるが，ABPA/ABPMを含む好酸球性疾患においても病勢を反映する可能性がある．
一方，PR3-ANCAは GPAの 80〜90％で陽性となるが，珪肺，肺癌のほか，びまん性汎細気管支炎，気管支拡張症などの慢性気道炎症性疾患でも陽性を示すことがある12）．ABPA/ABPM に好酸球性多発血管炎性肉芽腫症

Fig. 3 Chest CT after the start of corticosteroids
showed the disappearance of tumor shadow.

を合併した症例の報告もある13）が，本症例では血管炎をFig. 4 Clinical course. A chest X-ray at the ﬁrst visit showed an inﬁltrative shadow (arrow) in the right
middle lung ﬁeld.

480

日呼吸誌

示唆する所見はみられなかった． また， 薬剤によるANCAの誘導も知られているが，その場合は MPO-ANCAが陽性化することが多く，本症例では疑わしい薬剤の投与もなかった．以上から慢性気道炎症による ANCA偽陽性例と推測された．画像所見上，GPAでも孤発性の腫瘤影を呈することがあることから鑑別を要した．本症例では ABPMの病勢に一致して PR3-ANCAが低下したが，同様の報告はこれまでにない．ANCA が ABPA/ABPM の病勢を反映しうるかどうかは，症例を集積して明らかにする必要がある．
ABPA/ABPM では粘液栓の末梢に肉芽腫様病変，好酸球性肺炎，器質化肺炎，無気肺を伴うことがあり14），腫10（6），2021

and its validation. J Allergy Clin Immunol 2021; 147:
1261‒8.
4）Chowdhary A, et al. Allergic bronchopulmonary
mycosis due to fungi other than: a glob-al overview. Crit Rev Microbiol 2014; 40: 30‒48.

5）「アレルギー性気管支肺真菌症」研究班編．アレル
ギー性気管支肺真菌症の診療の手引き．2019；22‒5．
6）McMullin DR, et al. Secondary metabolites fromisolated from damp build-ings. Mycologia 2014; 106: 621‒8.

7）大西哲郎，他．血清 SP-D および KL-6 が高値を呈したによる慢性型過敏性肺炎の 1 例．日呼吸会誌 2002；40：66‒70．

瘤影を呈して肺癌との鑑別に難渋した症例も報告されて

8）出村芳樹，他．気管支鏡が診断に有用であったペニ

いる9）．腫瘤影を呈する症例では HAM が ABPA/ABPM

シリウムによるアレルギー性気管支肺真菌症の 1 例．
気管支学 2000；22：372‒7．

を示唆する有用な所見となることがある．HAM は傍脊椎筋よりも高吸収を呈する粘液栓を認めた場合に陽性と判定され，ABPA/ABPM の 20〜30％に認められる診断的価値の高い所見である15）．腫瘤影の鑑別診断においては ABPA/ABPM も鑑別に挙げる必要があり，腫瘤内部の CT 値にも着目すべきである．
謝辞：本症例の診療および論文執筆についてご指導をいた
だいた，当院院長の山岡直樹先生に深謝します．
著者の COI（conﬂicts of interest）開示：本論文発表内容に関して申告なし．

引用文献
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CEA，ANCA が高値を示した ABPM

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Abstract

A case of allergic bronchopulmonary mycosis with elevated serum CEA and PR3-ANCA levels
Hideto Oshita, Misato Senoo, Asami Inoue,
Yuka Sano, Koji Yoshioka and Yasuhiko Ikegami

Department of Respiratory Internal Medicine, Federation of National Public Serviceand Aﬃliated Personnel Mutual Aid Associations, Yoshijima Hospital
A 66-year-old woman complained of productive cough 2 months prior to presentation. Chest computed tomography (CT) showed a tumor shadow in the upper lobe of the right lung, and the blood test showed high carcinoembryonic antigen (CEA) and proteinase 3-antineutrophil cytoplasmic antibodies (PR3-ANCA) titers. Bronwas identiﬁed in the fungal
choscopy revealed mucoid impaction in the right B3, andculture of the bronchial washing ﬂuid. The patient was diagnosed with allergic bronchopulmonary mycosis, andthe tumor shadow disappeared after steroid therapy. CT had shown a tumor shadow, and high serum CEA and
PR3-ANCA titers were noted; therefore, distinguishing our case from those of lung cancer and granulomatosis
with polyangiitis was essential.