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日呼吸誌●症1（4），2012

例

サルコイドーシスに合併した気管原発 ﬁbroepithelial polyp の 1 例
依田彩文ａ

中道聖子ａ

吉岡寿麻子ｂ

井上圭太ａ

土谷智史ｃ

竹島史直ｄ

林徳真吉ｆ

迎寛ｇ

大園惠幸ａ

門田耕一郎ａ坂本憲穂ｅ

要旨：29 歳男性．職場検診で胸部異常影を指摘され，長崎大学病院外来を受診した．初診時の胸部 X 線写
真および胸部 CT では肺門・縦隔リンパ節腫脹を認め，血清 ACE・リゾチームが高値を示していた．両下腿に多発していた紅斑の皮膚生検で類上皮細胞肉芽腫を認め，サルコイドーシス（サ症）の診断確定に至った．精査のために施行した気管支内視鏡検査で，気管内にカリフラワー状ポリープ病変を認めた．内視鏡下に高周波スネア焼灼切除を施行したところ，病理組織診断は fibroepithelial polyp であった．サ症は約 2 年の経過で自然軽快しており，現在まで気管ポリープの再発は認めていない．
キーワード：サルコイドーシス，気管ポリープ，線維上皮腫，炎症性ポリープ
Sarcoidosis，Intratracheal polyp，Fibroepithelial polyp，Inflammatory polyp緒

言症

気管や気管支に発生する隆起性病変は，気管支内視鏡例

患者：29 歳，男性．

検査の普及に伴い報告が増えつつあるが，その多くは悪主訴：胸部異常陰影，皮疹．

性腫瘍であり，良性疾患は比較的少ない ．そのなかで家族歴，既往歴：特記事項なし．

も fibroepithelial polyp はまれな病態であり，我が国で喫煙歴：30 本/日×6 年（21〜27 歳）．

1）の文献による症例報告は数例のみである

．

2）〜5）

職業：自動車販売業．

サルコイドーシス（サ症）の気道病変としては，net-

現病歴：X 年 1 月職場健診で胸部異常陰影を指摘されwork formation と呼ばれる網目状の血管増生や黄白色

長崎大学病院総合診療科受診．初診時の胸部 X 線写真，類上皮細胞肉芽腫

で両側肺門・縦隔リンパ節腫脹を認めた（Fig. 1A）．
また，による気管・気管支ポリープの報告も散見されている

両下腿を中心に両下肢に多発する紅斑を認め，精査目的

fibroepithelial polypの合併については報告がない．
が9）10），

にて当科入院となった．

プラークが多く報告されており

6）〜8）

今回我々は，サ症患者の気管内に fibroepithelial polyp

入 院 時 身 体 所 見： 身 長 173 cm， 体 重 80 kg， 血 圧を合併した稀少な症例を経験したので，若干の文献的考

135/77 mmHg，脈拍 80/min・整，体温 36.7℃．貧血，察を加えて報告する．

黄疸なし．左右頸部に各々10〜20 mm 大のリンパ節を 3個触知．いずれも軟，可動性良好，圧痛なし．両下腿皮膚を中心に多発する暗赤色の扁平な小紅斑あり（Fig.
2A）．心音，呼吸音および腹部に異常所見認めず．神経

連絡先：中道 聖子〒852‑8501 長崎市坂本 1‑7‑1ａ

長崎大学病院総合診療科ｂ

長崎市民病院呼吸器内科ｃ長崎大学大学院腫瘍外科ｄ

長崎大学病院消化器内科ｅ

長崎大学医学部第 2 内科

ｆ

長崎大学病院病理部

ｇ

産業医科大学医学部呼吸器内科学（E-mail: seiko-n@nagasaki-u.ac.jp）（Received 28 Sep 2011/Accepted 13 Jan 2012）

学的異常なし．四肢浮腫なし．
入院時検査所見（Table 1）：軽度の肝機能異常と炎症反応の上昇，血清 ACE，リゾチーム値および血清 sIL2R 値の上昇を認めた．ツベルクリン反応は陰性であった．
胸部 CT 所見（Fig. 1B〜D）：両側肺門・縦隔リンパ節の著明な腫大を認め，左上葉の斑状影と右肺尖部優位に両肺野末梢の淡い粒状影を認めた（Fig. 1B）．また気．
管内に約 1.5 cm 大の腫瘤性病変を認めた（Fig. 1C，D）
ガリウムシンチグラフィー：肺門，縦隔，右鎖骨上窩，サルコイドーシスに合併した気管原発 ﬁbroepithelial polyp の 1 例355Fig. 1 A chest radiograph and CT on admission.（A）A chest radiograph showing bilateral hilar andmediastinal lymphadenopathy.（B）A chest CT showing a patchy shadow in the peripheral light
upper lobe and small nodular shadows in both peripheral upper lobes. A chest CT（C）and 3D CT（D）showing a polypoid lesion in trachea.
Table 1Fig. 2 （A）Multiple erythema of the right lower leg.
（B）Microscopic findings of skin biopsy specimen of
the leg, showing noncaseating epithelioid cell granulomas［hematoxylin-eosin（HE）stain］.

腹部正中に異常集積像を認めた．

Laboratory data on admission

Hematology
RBCHbWBC
NeuLymMon
EosBasPlt

590×104/μl
17.0 g/dl
4,000/μl
61％
21％
11％
6％
1％
24.8×104/μl

Biochemistry
T.Bil
TP
Alb
α 1-glα 2-gl
β -gl
γ -gl
AST
ALT
LDH
NaK
ClCa

0.7 mg/dl
7.2 g/dl
66.6％
2.7％
7.7％
10.7％
12.3％
31 IU/L46 IU/L
269 IU/L
140 mEq/L
4.1 mEq/L
102 mEq/L
10.4 mg/dl

Serology
CRP
IgG
IgAIgM
ACE
LysozymesIL-2R
CEARFANA

0.38 g/dl
1,040 mg/dl
154 mg/dl
48.4 mg/dl
35.9 IU/ml
16.8 μg/ml
1,739 U/L
3.5 ng/ml＜9.8×＜20 IU/ml

OthersPPD

negative

BALF
TCC
AM
Lym
Neu
Eos
CD4/8

1.8×105/ml
82.4％
16.9％
0.7％
0.0％
1.26

部左側に，有茎性のカリフラワー状ポリープ病変を認め

心電図，ホルター心電図，心エコー：異常なし．

（Fig. 3A），前述した胸部 CT 上の気管内腫瘤性病変に

腹部エコー：脂肪肝，軽度脾腫の所見あり．

相当するものと考えられた．また気管支粘膜には毛細血

気管支内視鏡検査：声帯より 6 cm の第 3 軟骨輪膜様管の network formation の所見を認めた．気管内ポリー356

日呼吸誌

1（4），2012

気管ポリープは気管内径の半分近くを占める大きさであり，今後さらに増大する可能性があること，切除標本の病理検査により，悪性疾患の有無など確実な診断が得られることを説明したところ，患者本人が切除を希望した．同年 2 月 6 日気管支鏡下にポリープに対する高周波
スネア焼灼切除を行い（Fig. 3B），切除標本の病理学的検索を行った．ポリープの長径は 14 mm であった．病理診断は前述のポリープ生検結果と同じく fibroepithelial polyp であり，炎症細胞の浸潤や類上皮細胞肉芽腫，悪性を示唆する所見は認めなかった（Fig. 3C）．
肺病変は軽微であり，ホルター心電図・心エコー検査にて心疾患を疑う所見を認めず，眼科診察においても異常を認めなかった．ステロイド剤全身投与の適応となるサ症臓器合併症は認められなかったため，皮膚サルコイドーシスに対するステロイド外用治療を開始して退院となった．同年 3 月の気管支内視鏡検査では気管ポリープの切除断端は瘢痕化しており再発は認めなかった．サ症
は約 2 年の経過で自然軽快しており，胸部 CT 上現在まで気管ポリープの再発を認めていない．

考Fig. 3 （A）Bronchoscopic findings showing a smoothsurfaced, cauliflower-shaped polypoid lesion at thetrachea. （B） Macroscopic findings of the resected
polyp.（C）Microscopic findings of the resected specimen showing dense collagenous stroma without inflammation or granuloma, covered by respiratory epithelium with squamous metaplasia（HE stain）.

察

比較的中枢の気道に隆起性病変を形成する疾患の多くは，原発性肺癌，他臓器癌の転移性腫瘍，カルチノイドなどに代表される悪性腫瘍であり，残りの 5〜10％を占める良性疾患としては扁平乳頭腫，気管気管支軟骨異形成症，過誤腫，炎症性ポリープなどが知られているが，いずれも頻度が少ないと考えられている1）．今回我々が経験した fibroepithelial polyp は，皮膚科，婦人科，泌
尿器科領域では比較的多くの報告があるが12）〜14），呼吸器プ病変は軟，非拍動性で，粘膜面に異常を認めなかった．

領域ではきわめてまれであり，我が国での症例報告は文

ポリープの茎周囲には白色調の粘膜変化があり，炎症性献を検索した範囲で自験例を除き 4 例であった2）〜5）．前変化が疑われた．鉗子生検の結果，表層は扁平上皮化生

述の炎症性ポリープは，1999 年版の WHO 分類においを伴う多列線毛円柱上皮に覆われており，上皮下には膠て「non-neoplastic endobronchial lesions」に位置づけ

原 線 維 の 密 な 線 維 性 結 合 組 織 を 認 め，fibroepithelialられているもので15），病因はいまだ明らかではないが，polyp の病理診断であった．類上皮細胞肉芽腫や悪性所

化学的・機械的刺激や慢性炎症との関連が示唆されてい見は認めなかった．

る1）．病理学的には多列線毛上皮や扁平化生した上皮に気管支肺胞洗浄液検査：右 B5a から施行した気管支肺覆われ，間質の増生を伴った隆起性病変であり，Pero-胞洗浄液中の総細胞数は，1.8×105 個/ml とほぼ正常でni16）はその間質の状態から，①線維腫型，②粘液腫型，あり，リンパ球比率は 16.9％とわずかな増加を認めるの③血管腫型の 3 型に分類しているが，このうち①線維腫みで，CD4/8 比は 1.26 と正常であった（Table 1）．

型は間質への炎症細胞浸潤に乏しく，線維性結合組織が経気管支肺生検：右 B2b，B4b より経気管支肺生検を施行するも病理学的に特異的所見を認めなかった．

増 生 し て い る 型 を 指 し て お り， こ れ が fibroepithelial
polyp に相当していると考えられる．おそらく炎症性ポ皮膚病理組織学的所見（Fig. 2B）：下腿の紅斑部分のリープとして報告されている症例のなかに fibroepitheli-

皮膚生検組織より，非乾酪性類上皮細胞肉芽腫を認め，al polyp が含まれていると思われるが，いずれにしろまサ症に合致する病理所見を得た．

れな疾患である．

臨床経過：以上の検査結果より，診断基準の組織診断群 を満たしたことからサ症の診断確定に至った．
11）

炎症性ポリープに関連する慢性炎症としては気管支喘息17），過敏性肺炎18），結核19）や放線菌20）など肺感染症につサルコイドーシスに合併した気管原発 ﬁbroepithelial polyp の 1 例

いての報告がみられるが，サ症との合併は自験例を除き引用文献報告がなかった．本例における fibroepithelial polyp の成因は既往も含めてはっきりしたものはなく，サ症の診断過程で偶然に発見されたものだが，サ症が気道粘膜に慢性炎症をもたらすことを考慮すると，両者が関連して起こった可能性も否定はできない．
一般的にサ症による気道病変は，胸腔内リンパ節腫脹や肺実質病変に比べて頻度が少なく，気管・主気管支などの中枢気道は，末梢気道に比べて病変をきたしにくいとされている6）．報告されている主な気管支鏡所見として，黄白色プラーク・小結節，粘膜浮腫，network formation と表される血管増生，気管支狭窄があるが6）〜8），ポリープの報告は少なく，我が国では本例を除いて 4 例であった9）10）．それらの症例すべてにおいてポリープ組357

1）杉崎勝教，津田富康．炎症性気管支ポリープ．吉良枝朗編．別冊日本臨牀

領域別症候群シリーズ 4 呼吸器症候群．大阪：日本臨牀社．1994; 890‑2.
2）Ushiki A, Yasuo M, Tanabe T, et al. A rare case of atracheal fibroepithelial polyp treated by an endobronchial resection. Intern Med 2008; 47: 1723‑6.
3）諸岡宏明，村松高，四万村三恵，他．気管支鏡下に切除した fibroepithelial polyp の 1 例．気管支学
2011; 33: 38‑42.
4）及川武史，野本靖史，木下孔明，他．緊張性気胸により完全気道閉塞を発症した気管支腫瘍の1手術例．
日呼外会誌 2008; 22: 654‑60.
5）小松佳道，小泉知展，出浦弦，他．気管支原性線

織内に非乾酪性類上皮細胞肉芽腫を認めており，サ症に維上皮腫（fibroepithelial polyp）の 1 例．気管支学

炎症性ポリープを合併した症例は，文献を検索する限り

2006; 28: 310‑3.

自験例が唯一である．
サ症の気道病変は自然経過において段階的に変化すると考えられており，初期には粘膜浮腫，紅斑を認め，進行するにつれて顆粒状，小結節，敷石状所見を呈するようになり，線維化期に至ると気道粘膜肥厚，色調蒼白，
瘢痕化，気道狭窄をきたすとされている6）．本例でも気管においてサ症による気道炎症が進展した結果，上皮下に線維性結合組織を形成し，fibroepithelial polyp が発生した可能性は否定できない．
本例では気管支内視鏡所見でポリープのサイズが径10 mm を超えていると予測され，悪性病変の合併の有6）Polychronopoulos VS, Prakash UB. Airway involvement in sarcoidosis. Chest 2009; 136: 1371‑80.
7）Armstrong JR , Radke JR , Kvale PA, et al. Endoscopic findings in sarcoidosis: charactristics and correlations with radiographic staging and bronchial
mucosal biopsy yield. Ann Otol 1981; 90: 339‑43.
8）原田進，宮崎信義，城戸優光，他．高度な気管支病変を呈したサルコイドージスの一症例．産業医大誌 1986; 8: 73‑8.
9）石井寛，迎寛，松永優子，他．気管支内腔にポリープ状の病変を呈したサルコイドーシスの1例．
日呼吸会誌 2002; 40: 256‑60.

無を明らかにする必要もあったため，高周波スネア焼灼

10）時任高章，相澤久道．気管支内腔にポリープ様病変切除を選択した．その後現在まで画像フォローを行ってを呈したサルコイドーシスの 1 例．気管支学 2010;

おり，再発はみられていない．fibroepithelial polyp の治療法に統一した見解はなく，既報ではスネア焼灼切除やレーザー治療などの内視鏡治療が行われたものが多い2）3）5）．治療法の選択においては，その成因，ポリープの状態，症状との関連，患者背景等について十分に考慮して決定する必要があるが，本例のようにある程度の大きさを有し，悪性腫瘍を完全に否定できない場合には，確実に病理学的検索を行える再発の少ない治療法として，内視鏡下に病変を摘出する治療を選択することが望まし
いと考える．

32: 323‑6.
11）津田富康，石原麻美，岡本祐之，他．サルコイドー
シスの診断基準と診断の手引き（2006）．日サ会誌
2007; 27: 89‑102.
12）Cathro HP, Patterson JW, Wick MR. Cutaneous
pseudosarcomatous polyp: a recently described lesion. Ann Diagn Pathol 2008; 12: 440‑4.
13）Kondi-Pafiti A, Frangou-Plemmenou M, Bakalianou
C, et al. Lesions of the subepithelial stromal zone ofthe lower female genital tract. An immunopathological study. Clin Exp Obstet Gynecol 2009; 36: 226‑9.

サ症に気管 fibroepithelial polyp を合併した非常にま14）Childs MA, Umbreit EC, Krambeck AE, et al. Fibro-

れな症例を経験し，それらの関連について検討した．気epithelial polyps of the ureter: a single-institutional

管・気管支における fibroepithelial polyp の発生機序を考えるうえで，今後さらなる症例の蓄積が待たれる．
本論文の要旨は，第 61 回日本呼吸器学会九州地方会（沖縄県宜野湾市）にて発表した．

experience. J Endourol 2009; 23: 1415‑9.
15）Travis WD, Colby TV, Corrins B, et al. HistologicalTyping of Lung and Pleural Tumors. Berlin: Springer. 1999.
16）Peroni A: Inflammatory tumor of the bronchi. ArchOtolaryngol 1934; 19: 1‑22.

358

日呼吸誌

17）木部敦子，井上博雅，古賀1（4），201219）清川洋，他．気管支喘息患者にみられた気管炎症性ポリープの 1 例．日呼吸会浩，國澤晃，菊地和彦，他．未治療の肺結核に伴った非特異的炎症性気管支ポリープの 1 例．

誌 2001; 39: 843‑6.

気管支学 1998; 20: 605‑9.

18）杉本幸弘，小林英夫，叶宗一郎，他．気管支ポリー

20）鈴木恵理子，棚橋政幸，森山悟，他．拡張した気プ病変を伴った鳥飼病の 1 例．日呼吸会誌 2003; 41:

管支内に菌塊を形成し，炎症性ポリープを伴った気746‑9.

管支内放線菌症の 1 例．気管支学 2009; 31: 159‑64.

Abstract

A case of a tracheal fibroepithelial polyp in a patient with sarcoidosis
Aya Yoda a, Seiko Nakamichi a, Sumako Yoshioka b, Koichiro Kadota a, Keita Inoue a,
Tomoshi Tsuchiya c, Fuminao Takeshima d, Noriho Sakamoto e, Tomayoshi Hayashi f,Hiroshi Mukae g and Yoshiyuki Ozono a

Department of General Medicine, Nagasaki University Hospital
Department of Internal Medicine, Nagasaki Municipal Hospitalc
Division of Surgical Oncology, Department of Translational Medical Sciences, Nagasaki University Graduate Schoolof Biomedical Sciences
dDepartment of Gastroenterology and Hepatology, Graduate School of Biomedical Science, Nagasaki Universitye
Second Department of Internal Medicine, Nagasaki University School of MedicinefDepartment of Pathology, Nagasaki University Hospitalg
Department of Respiratory Medicine, University of Occupational and Environmental Health, Japanab

A 29-year-old man was admitted to our hospital because of abnormal shadows on a chest X-ray film taken atan annual medical checkup. A chest radiograph and a CT showed bilateral hilar and mediastinal lymphadenopathy. Laboratory tests showed elevated serum levels of ACE and lysozyme. A histological examination of a skin biopsy specimen from multiple erythema of the lower leg revealed noncaseating epithelioid cell granulomas. A diagnosis of sarcoidosis was made based on these findings. Bronchoscopic evaluation revealed a cauliflower-shapedpolyp of the trachea, which was successfully resected by endoscopic high-frequency electrosurgical snaring. A
histological examination of the specimen revealed a fibroepithelial polyp. During a 2-year observation without
treatment, no recurrence of the polyp has been seen to this date.