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伊症

藤例

高血糖高浸透圧症候群の治療後に糖尿病性舞踏病を発症した 1 例
富山県立中央病院

伊藤夢絃，多田同

脳神経内科

康剛，島啓介内分泌・代謝内科

菊島明浩

要旨

症例は 8 3 歳女性．既往に 2 型糖尿病があり，2 ヶ月前に血糖降下薬内服の自己中断をした．
体動困難となり，当院へ搬送され，高血糖高浸透圧症候群の診断で入院した．入院後，インスリン製剤による血糖管理を行ったところ，状態は安定し転院となった．転院同日から左半身の舞踏運動が出現し，症状が増悪したため当院へ転院した．頭部 MRI（ magnetic resonanceimaging ）の T1 強調画像で右基底核に高信号域を認めた．糖尿病性舞踏病と診断し，血糖管理の継続とハロペリドールの内服にて翌日から症状は改善した．糖尿病性舞踏病は高血糖が誘因であることは良く知られているが，急激な血糖値の補正によっても出現する．既往に糖尿病があり，片側の舞踏運動をきたした場合には，糖尿病性舞踏病の可能性を考える．T1 強調像を含めた頭部 MRI の検査を行い，急激な血糖値の補正の有無を確認する必要がある．
key words：糖尿病性舞踏病，高血糖高浸透圧症候群，2 型糖尿病
富山県立中央病院医学雑誌 2 0 2 4；4 7（ 1・2 ）1 9 － 2 3

はじめにクスタッチ）朝 1 0 単位昼 8 単位夕 6 単位，ラコサミド

糖尿病性舞踏病は高血糖状態や急激な血糖の変動時に，

5 0 mg2 錠 / 朝・夕食後，クロナゼパム 0 .5 mg 2 錠 / 朝・片側の舞踏運動と時に大きく速い動きであるバリズムを伴

夕食後，ベニジピン塩酸塩 4 mg 1 錠 / 朝食後，ロスバス

い，MRI（ magnetic resonance imaging ）T1 強調画像でタチンカルシウム 2 .5 mg 1 錠 / 朝食後，オルメサルタン

対側の被殻に高信号域を認める疾患である

1）

．病態とし

メドキソミル 2 0 mg 1 錠 / 朝食後．て，高血糖自体や血液粘稠度上昇による一過性不完全虚血

家族歴：類症なし

や代謝異常が推定されている 1 ）．糖尿病性舞踏病は日本

嗜好歴：喫煙：なし，飲酒：なし

やアジア地域からの報告が多く，何らかの人種的遺伝学的

現病歴：2 型糖尿病，脂質異常症，狭心症，高血圧症，高2）．一般に糖尿病性舞踏病は高尿酸血症があり近医に通院していた．2 型糖尿病に関して血糖に伴って生じるとされ，血糖改善に伴って発症する報は，セマグルチド 7 mg/ 日，グリメピリド 1 mg/ 日，エンな背景も想定されている
告は少数である1 -6 ）．今回，血糖補正後に発症した糖尿病性舞踏病を経験したため，貴重な症例と考え報告する．

パグリフロジン 1 0 mg/ 日の内服にて加療されていた．しかし，服薬コンプライアンスは悪く，血糖コントロールは不良であった．X 年 Y-3 月から内服を自己中断した．Y-1症

例

月中旬に転倒し，体動困難となり当院へ救急搬送された．

症例：8 3 歳，女性

血糖値が 5 6 6 mg/dL，HbA1 c 1 5 .0 ％（ NGSP 値 ）と高

主訴：左半身の不随意運動値であり，精査で 2 型糖尿病性高血糖高浸透圧症候群と既往歴：子宮筋腫術後診断され Y 月 Z 日に当院内分泌・代謝内科に入院した．

常用薬：インスリン アスパルト（ ノボラピッド注フレッ

強化インスリン療法を施行され，血糖値は 1 0 0 -2 0 0 mg/血糖管理後に糖尿病性舞踏病を発症した 1 例

20dL 程度となり，HbA1 c 1 2 .5 ％にまで改善した．状態は安定したため Y 月 Z+3 0 日に A 病院へ転院した．転院後から左半身の不随意運動が出現し，徐々に増悪した．Y 月Z+4 0 日からクロナゼパム 1 mg/ 日，ラコサミド 1 0 0 mg/日を開始された．Y 月 Z+4 2 日に頭部 MRI が施行され，左慢性硬膜下血腫と左中大脳動脈狭窄を指摘された．Y 月Z+4 3 日に精査加療目的に当院へ転院搬送され，当科へ入．
院した（ 図 1 ）第病日
当科入院時現症：身長 1 4 8 .1 cm，体重 4 5 .3 kg，BMI

7強調画像第病日 7強調画像

第病日 第病日
7強調画像7強調画像

2 0 .6 kg/㎡，体温 3 6 .5 ℃，血圧 1 4 5 /6 2 mmHg，脈拍8 8 回 / 分・整，SpO2 9 6 ％（ 室内気 ），心音整で，心雑音は聴取しない．肺音清で，ラ音は聴取しない．神経学的には意識清明で，脳神経では異常は認めなかった．運動系では，左顔面の眼輪筋口輪筋に不規則な収縮と左上下肢を不規則にくねらせる不随意運動があり，顔面を含む左半身に舞踏運動を認めた．四肢腱反射は減弱しており，感覚は正常であった．明らかな膀胱直腸障害は認めなかった． 第病日 )/$,5)/$,5第病日 第病日)/$,5第病日 )/$,5
検査所見：尿は異常所見なし．血算検査では白血球は
図 1 頭部 MRI．右被殻，淡蒼球に T1 強調画像と7 ,8 0 0 / μ L，Hb は 9 .7 g/dL と低下していた．生化学検
FLAIR（fluid-attenuated inversion recovery）
査は胆道系酵素や電解質，腎機能で異常所見なし．血糖画像にて高信号域を認める（赤丸）．左硬膜下1 1 0 mg/dL，HbA1 c 9 .9 ％であった（ 表 1 ）．心電図は血腫を認める（赤矢印）．

図 2 ［123 I ］-FP-CIT-SPECT．specific binding ratio（SBR）は右 1.82 左 3.38 であり，右優位の両側線条体の集積低下を認めた．

21

伊血糖値 PJG/ の推移

藤



インスリン

8

8日

日

8

8日

日

8日

8

8日

8日

8日

日

クロナゼパムPJ日ラコサミド

PJ日

8

8日

日

PJ日

ハロペリドール

PJ日

体動困難
舞踏運動日

図3

表１

転院=

第回目入院
=

再入院
==

=

=

退院
=

臨床経過．血糖管理とハロペリドール内服にて症状は改善した．

血糖補正後に糖尿病性舞踏病を来した報告例．

年齢 性別 発症時期+E$F 

症状の部位

既往症

治療

予後文献

ヶ月後に舞踏運動消失歳 女性

血糖管理後
右優位に
→
日後
全身

型糖尿病，右難聴

血糖管理とハロペリドール内服歳 男性血糖管理後→
ヶ月後

左優位に
全身

型糖尿病

ハロペリドール内服 内服加療で症状改善歳 男性血糖管理後→
ヶ月後

右半身

型糖尿病，
二分脊椎症

ハロペリドール内服

第病日で舞踏運動消失歳 男性血糖管理後→台
ヶ月後

右半身

型糖尿病，高血圧症，
ハロペリドール内服
脂質異常症

約週間で舞踏運動消失歳 男性血糖管理後→
ヶ月後

左半身

型糖尿病

血糖管理とハロペリドール内服

第病日で舞踏運動消失

左半身

型糖尿病，狭心症，脂質異常症，高血圧症，高尿酸血症

日後に舞踏運動消失

本例

歳 女性表

血糖管理後
→
ヶ月後血糖管理とハロペリドール内服血糖補正後に糖尿病性舞踏病を来した報告例．

心拍数 8 4 回 / 分で洞調律，整で軸偏位は認めなかった．

SPECT（ Dopamine transporter SPECT：DAT SPECT ）胸部レントゲンは心拡大を認めた．頭部 MRI では右基底

では specific binding ratio（ SBR ）は右 1 .8 2 左 3 .3 8 で核 に T1 強 調 画 像 と FLAIR（ fluid-attenuated inversion．
あり，右優位の両側線条体の集積低下を認めた（ 図 3 ）．少量のrecovery ）画像で高信号域を認めた（ 図 2 赤丸）

入院後経過：転院時は HbA1 c 1 2 .5 ％であったが，今回．
［左硬膜下血腫を認めた（ 図 2 赤矢印）

123I ］-FP-CIT-

入院時の血液検査では HbA1 c 9 .9 ％と著明な改善を認め血糖管理後に糖尿病性舞踏病を発症した 1 例

22ていた．転院後より左半身の不随意運動が出現し，増悪し糖尿病性舞踏病の病態として，高血糖や血液粘稠度上昇た経過および頭部 MRI で右基底核に T1 強調画像で高信により一過性の不完全虚血が起こり，線条体が障害される号を認め，糖尿病性舞踏病と診断した．入院時よりハロペことが推定されている 1 ）．しかし，高血糖ではなく，急リドール 2 .2 5 mg/ 日の内服を開始した．Z+4 4 日より不激な血糖補正により舞踏運動をきたす機序は不明な点が多随意運動は改善し，Z+4 7 日には消失した．頭部 MRI はい．既報告では 4 , 6 ），低血糖や血糖値の異常が基底核の代T1 強調画像での右基底核の高信号域は著変なかった．

謝異常やサイトカイン誘導を引き起こし，線条体の血流がFLAIR 画像では，右基底核の高信号域は軽度縮小した．

障害される可能性 4 , 8 ）が推定されている．急激な血糖補また，硬膜下血腫の縮小を認めた．Z+5 5 日よりハロペリ

正は基底核に障害を与えることが推定されるが，高血糖の症状の再燃なく経過した．
ドール 1 .5 mg/ 日へ減量したが，是正速度がどの程度でなされるべきかは明らかにされてい．
Z+5 8 日に退院した（ 図 1 ）ない．今後の症例の蓄積が望まれる．
画像所見として，本疾患は頭部 MRI の T1 強調画像で考察症状と反対側の被殻・尾状核頭部に高信号域を認めるとさ

本例は 2 型糖尿病があり，高血糖高浸透圧症候群をきれている 1 ）．また画像所見は通常半年から 1 年の経過でたし，血糖補正後に糖尿病性舞踏病を発症した高齢女性で縮小ないし消失する 1 ）．線条体病変の機序として大脳基ある．糖尿病性舞踏病の診断基準 7 ）として，①突然発症底核の血流循環不全と糖代謝不全の両者が関与するとされの一側または両側の舞踏運動・バリズムであること，②高ている 1 ）．本例でも同様の所見を認め，1 0 日の経過では血糖状態または急激な血糖変化を認めること，③ MRI の画像所見は著変なかった．近年，本疾患において DAT

T1 強調画像における被殻の高信号，④糖尿病以外の舞踏SPECT での異常所見が報告されている 9 ）．DAT SPECT運動が生じる原因を否定できるという項目があり，①～③は黒質線条体のドパミン細胞変性脱落を検出することが可を満たせば糖尿病性舞踏病の確実例としている．本例は①能とされている．本例でも DAT SPECT での線条体集積～③を満たし，糖尿病性舞踏病の確実例と診断した．糖尿低下を認めており，上述の病態を反映している可能性が示

病性舞踏病では，高齢者で急性に片側舞踏運動をきたし，唆された．

1）．しかし，不随意運動に対する治療としては，本例はクロナゼパム

高血糖時のみならず，急激な血糖値の補正によっても舞踏やラコサミドの内服は無効であり，ハロペリドール内服が高血糖を認めることが典型的とされている
1）．本例では血糖効果的であった．糖尿病性舞踏病の治療としては，ハロペ補正後に糖尿病性舞踏病をきたした点が特徴的と考えられリドール，リスペリドン，チアプリドなどのドパミン遮断た．

薬やジアゼパムなどのベンゾジアゼピンなどがある 1 , 2 ）．

運動が出現することが報告されている本例は来院時に著明な高血糖を認めており，入院後は血糖尿病性舞踏病の不随意運動の対する加療として，まずは糖値が 1 0 0 -2 0 0 mg/dL 程度に安定した．急激な血糖値有効性が最も期待されるハロペリドールの内服を試みるべの改善があり，入院約 1 ヶ月後から，片側の舞踏運動がきと考えられた．

出現した．本邦において，血糖補正後に糖尿病性舞踏病を来した報告例を検索した．文献の検索方法は医中誌 Web

おわりにを使用し，2 0 2 3 年 1 2 月 1 日に検索を実施した．検索用

糖尿病性舞踏病は高血糖のみならず，急激な血糖値の補語には「 糖尿病性舞踏病」and「 治療」，「 糖尿病」and「 舞正によっても出現することがある．既往に糖尿病があり，踏病 」を用いて文献を抽出したところ 5 例あり 1 -6 ），本片側舞踏運動をきたした場合には，糖尿病性舞踏病の可能．年齢は 6 4 - 8 3 歳と高齢
例含め 6 例を検討した（ 表 2 ）性を考え，T1 強調像を含めた頭部 MRI の検査を行い，急であり，男性 4 例，女性 2 例であった．発症時期は血糖激な血糖値の変化の有無を確認する必要がある．また不随管理後 2 0 日～ 6 ヶ月後であり，1 ヶ月後が最多であった．

意運動の治療としてハロペリドール内服を試みる．

HbA1 c は全例で著明な改善を認めていた．舞踏運動の部
位は片側が 4 例，両側が 2 例であった．既往症として全著者の利益相反（ COI ）開示：本論文の内容に関して特例が 2 型糖尿病を有していた．治療は，全例でハロペリに申告なし．

ドールが使用されており，予後は全例で数日から 1 ヶ月程度で症状の改善がみられた．血糖コントロール不良の 2

文型糖尿病に対する血糖管理が行われた際には，約 1 ヶ月1 ）高 松 和 弘： 糖 尿 病 性 舞 踏 病．BRAIN and NERVE

程度の経過で舞踏運動をきたす可能性があり，不随意運動の出現に留意する必要があると考えられた．

献
2 01 4；6 6：1 21 -1 28

2 ） Ondo WG：Hyperglycemic nonketoic states and other23

伊metabolic imbalances．Handb ClinNeurol 2 0 1 1；
1 00：2 87 - 2 913 ）小川克彦，鈴木裕，亀井聡ら．糖尿病の治療経過中に舞踏病様不随意運動を呈した 1 例．日老医誌 2 0 0 8；
4 5：2 25 -2 304 ）西尾真也，山谷洋子，尾本貴志ら．インスリン導入後藤6 ）山口智子，大田一路，岡田真理子ら．夜間低血糖により hemichorea-hemiballismus を来した 1 例．神経治療 2 02 3；4 0：1 12 -1 167 ）永井知代子：糖尿病に伴う神経障害：診断と治療の進
歩．舞踏運動とバリズム．日内会誌 2 0 0 4；9 3：
1 54 5 -1 55 0の比較的急速な血糖改善に伴って発症し，長期に渡り8 ） Rissardo JP, Caprara ALF：Movement disorders as-

フォローアップした糖尿病性舞踏病の 1 例．糖尿病

sociated with hypoglycemia and hyperglycemia. Ann

2 01 5；5 8：4 13 - 4 18

Mov Disord 2 02 0；3：1 18 -1 205 ）山田有，北原かおり，﨑山信哉ら．経口血糖降下薬中9 ）新村隼，永田倫之，近藤学ら . ドパミントランスポー

断中に糖尿病性舞踏病を発症し，その後の血糖改善にターシンチグラフィで線条体の集積低下を示した糖尿伴い糖尿病性舞踏病の再発をきたした 1 例．KKR 札

病性舞踏病の 1 例 . 日内会誌 2 0 2 0；1 0 9：1 1 3 0 -幌医療センター医学雑誌 2 02 1；1 8：5 0 - 5 4

1 13 7