日呼吸誌●症5（5），2016259

例

禁煙を契機に発症したと考えられた鳥関連過敏性肺炎の 1 例
德田皇治ａ,ｂ

吉本多一郎ｃ

坂東政司ａ

佐多将史ａ

武村民子ｄ杉山幸比古ａ

要旨：症例は 58 歳，男性．18 歳時からレース鳩を飼育していた．2011 年 1 月から禁煙し，3 月に肺野のすりガラス様陰影を認めた．その後症状および画像所見が悪化したため，精査目的で入院した．胸腔鏡下肺生検で細葉中心性に肺胞中隔のリンパ球浸潤を認めた．一時帰宅時に鳩小屋の掃除をしたところ，発熱，湿性咳嗽の増悪，炎症反応の上昇を認め，鳥関連過敏性肺炎と診断した．経口ステロイド剤の投与開始とともに鳩の飼育を漸減，中止し，症状の再燃なく経過している．本症例では，禁煙が鳥関連過敏性肺炎発症の契機となった可能性が考えられた．
キーワード：レース鳩，鳥関連過敏性肺炎，胸腔鏡下肺生検，禁煙
Pigeon for race, Bird-related hypersensitivity pneumonitis, Thoracoscopic lung biopsy,Smoking cessation

緒言

眠時無呼吸症候群，54 歳：慢性閉塞性肺疾患，57 歳：高血圧症．

鳥関連過敏性肺炎は，鳥類の血清蛋白や排泄物を原因

家族歴：特記すべきことなし．

抗原とする過敏性肺炎で，大きく急性と慢性の病型に分

喫煙歴：20 本/日，18〜56 歳．

けられる．さらに，慢性発症型には急性症状を反復する

職業歴：病院事務．

ことにより慢性化する再燃症状軽減型と，急性症状を認めずに不十分な抗原回避から徐々に進行する潜在発症型とがある1）．また，喫煙者では過敏性肺炎の発症率が低いことが指摘されている ．

動物飼育歴：18 歳頃からレース鳩を自宅庭の鳩小屋で 400 羽飼育中．
現病歴：2009 年に健診で閉塞性換気障害を指摘され，慢性閉塞性肺疾患としてチオトロピウム（tiotropium）吸2）

今回我々は，長期間のレース鳩飼育歴および喫煙歴が入で加療を開始した．2011 年 1 月から禁煙を開始したが，あり，禁煙を契機に発症したと考えられる鳥関連過敏性

3 月の高分解能 CT で両側肺底部に斑状のすりガラス様肺炎の 1 例を経験したので，本疾患の発症に禁煙が影響陰影を認めた．多数の鳩飼育歴があることから鳥関連過を与えた可能性を中心に文献的考察を加え報告する．

敏性肺炎を疑い，鑑別疾患としては剥離性間質性肺炎や症例

患者：58 歳，男性．

非特異性間質性肺炎を考えた．2011 年 6 月時点では KL-6433 U/ml と正常範囲であった．2011 年 7 月に測定した特異的 IgG 抗体（ImmunoCAP Speciﬁc IgG，ファディ

主訴：湿性咳嗽．

ア社）では，鳩 IgG＞200 mg A/L，健常者基準値 16.9±

既往歴：20 歳代：声帯ポリープ手術，50 歳：閉塞型睡1.9，セキセイインコ IgG＞200 mgA/L，健常者基準値 6.9±0.6 と高値を認めた3）．2011 年 11 月 KL-6 665 U/ml と連絡先：德田 皇治〒329‑0498 栃木県下野市薬師寺 3311‑1ａ

自治医科大学内科学講座呼吸器内科部門ｂ

芳賀赤十字病院呼吸器内科

上昇し，CT で陰影の悪化を認めた．2011 年 12 月に気管支肺胞洗浄を施行したが，マクロファージ優位でありリンパ球比率の上昇は認めなかった（表 1）．自覚症状および画像所見の経過を観察して，経気管支もしくは胸腔鏡

ｃ下肺生検を検討する方針とした．2013 年 8 月頃より湿性ｄ

咳嗽および CT ですりガラス様陰影のさらなる悪化を認

自治医科大学病理学講座統合病理部門

日本赤十字社医療センター病理部（E-mail: k-tokuda@jichi.ac.jp）（Received 29 Jan 2016/Accepted 13 Jun 2016）

めたため，精査目的に当科入院した．
入院時現症：身長 167.3 cm，体重 75.2 kg，体温 35.8℃，

260

日呼吸誌

5（5），2016

血圧 131/86 mmHg，脈拍 70/min・整，呼吸数 20/min．

胞の存在，肺胞腔内のポリープ状器質化が認められた

経皮的動脈血酸素飽和度（室内気）95％．表在リンパ節（図 3）．間質には目立った線維化はなく，急性過敏性肺触知せず．聴診で両側背部に ﬁne crackles を聴取，心音炎の病理像に相当するものであった．重篤な合併症なく異常なし，ばち指なし．

術後 7 日で一時帰宅したが，ハトとの接触を避けるよう

入院時検査所見：血液検査（表 2）では，KL-6 881 U/に指示していたにもかかわらず翌朝に鳩小屋の掃除をml，surfactant protein（SP）-D 175 ng/ml，SP-A 90.7 ng/行ったところ，同日夕方から 39.2℃の発熱，湿性咳嗽がml といずれも高値であった．入院時の胸部単純 X 線写出現し，炎症反応の上昇［白血球 15,400/μl，C 反応性蛋

真（図 1）では，左下肺野に索状影を認めた．胸部 CT白（CRP）6.61 mg/dl］を認めた．CT 所見では胸腔鏡下（図 2）では，背景に気腫性変化を認め，両側下葉にすり肺生検の影響によると思われる右胸水貯留に加え，両側ガラス様陰影を認めた．

下葉に気管支壁に沿った浸潤影の新出を認めた（図 4）．

臨床経過：右 S2，S9 より胸腔鏡下肺生検を施行した．

帰宅後の抗原曝露による症状および検査所見の悪化を認

生検組織では，背景の著明な気腫性変化に加えて，呼吸め，前述の病理所見とあわせて鳥関連過敏性肺炎と診断

細気管支を中心とする細葉中心性に肺胞中隔のリンパ球した．再入院後は解熱し，呼吸器症状も改善したが，自浸潤，肺胞腔内に 100 μm 以下の疎な肉芽腫や多核巨細宅での速やかな抗原回避が困難であったためプレドニゾ

表1気管支肺胞洗浄検査（2011 年 12 月）

Recovery rate
Total cell count
Macrophages
Lym
Neut
Eos
T cell subset
CD4CD8CD4/8

24.6％
5.2×105/ml
95.6％
4.2％
0.0％
0.2％
39.9％
52.8％0.76

図 1 胸部 X 線写真（2013 年 10 月）．左下肺野に線状影を認める．

表2
Hematology
WBC
Neut
Eos
Baso
Mono
Lym
RBC
Hb
Ht
Plt

8,100/μl
46.8％
11.8％
0.9％
8.4％
32.1％
502×104/μl
17.1 g/dl
48.9％
20.9×104/μl

Serology
CRP
KL-6（基準値SP-D（基準値SP-A（基準値Ab0.48 mg/dl
881 U/ml＜500 U/ml）
175 ng/ml＜110 ng/ml）
90.7 ng/ml＜43.8 ng/ml）（−）

血液および呼吸機能検査（2013 年 10 月）

Biochemistry
TPAlb
BUN
Cr
T-Bil
AST
ALT
LDH
ALP
γ -GTP
NaK
Cl

8.3 g/dl
4.1 g/dl
21 mg/dl
0.79 mg/dl
0.67 mg/dl
19 IU/L23 IU/L
189 IU/L
322 IU/L
61 IU/L
142 mEq/L
4.1 mEq/L
108 mEq/L

Blood gas analysis（room air）
pH
7.447
PaCO2
34.9 Torr
PaO2
67.6 Torr
HCO3−
23.5 mmol/L
BE
0.3 mmol/L
Pulmonary function tests
VC
4.02 L％VC
102.3％
FEV1
1.79 LFEV1/FVC
45.4％
DLCO16.28 ml/min/mmHg
％DLCO
76.1％
DLCO/VA
3.68 ml/min/mmHg/L％DLCO/VA
77.3％

禁煙を契機に発症した鳥関連過敏性肺炎の 1 例

a261b

図 2 胸部 CT（2013 年 8 月）．（a）気管分岐部レベル，（b）下葉レベル．背景に気腫性変化を認め，両側下葉にすりガラス様陰影を認める．

図 3 病理組織所見．（a）細葉中心性ならびに傍隔壁肺気腫がみられ，細葉中心性に細胞浸潤が．
（b）細葉みられる．線維化はほとんどない［hematoxylin-eosin（HE），×0.5，bar：5 mm］
中心部の肺胞腔内に多核巨細胞，リンパ球集簇からなる約 100 μm の疎な肉芽腫を認める（HE，×20）．（c）呼吸細気管支（RB）壁の単核細胞浸潤，肺胞管の部分の多核巨細胞，リンパ球か（HE，×20）．
（d）呼吸細気管支から肺胞管にかけてのポリーらなる疎な肉芽腫を認める（ ）プ状の腔内器質化を認める（Elastica van Gieson，×10）．

ロン（prednisolone）内服を開始して退院となった．以後は飼育する鳩の数を徐々に減らし，完全に飼育を中止した段階で経口ステロイド剤内服を終了した．プレドニ
ゾロン投与量，期間については以下のとおりである．
2013 年 11 月 7 日 〜12 月 9 日：20 mg，2013 年 12 月 10
日 〜2014 年 1 月 6 日：17.5 mg，2014 年 1 月 7 日 〜2 月
12 日：15 mg，2014 年 2 月 13 日〜4 月 7 日：10 mg，2014
図 4 胸部 CT（2013 年 11 月）．一時帰宅し抗原に再曝露した後の CT では，両側下葉に気管支壁に沿った浸潤影を認める．

年 4 月 8 日〜6 月 2 日：7.5 mg，2014 年 6 月 3 日〜8 月 4日：5 mg，2014 年 8 月 5 日投与終了．その後は呼吸器症状の再発なく経過している．

262

日呼吸誌

考

パ球浸潤，疎な肉芽腫，腔内器質化を認めたが，慢性変察化を示唆する線維化は認められず，急性型と判断した．

これまでの我が国での鳥関連過敏性肺炎の症例では，羽毛布団，インコ，鳩などを原因とする報告がみられている

5（5），2016

本報告の要旨は，第 213 回日本呼吸器学会関東地方会（2015年 2 月，東京都）で発表した．

．レース鳩の長期間飼育後に急性発症した鳥関

4）〜6）

連過敏性肺炎の症例も報告されており7），レース鳩の飼育数が倍増して抗原量が急激に増加したことが発症の契著者の COI（conﬂicts of interest）開示：本論文発表内容に関して特に申告なし．

機になったと考察している．また，レース鳩飼育者本人

引用文献

ではなく家族に慢性鳥関連過敏性肺炎を発症した例も報告されている8）．このほか 35 年の鳩飼育歴を有し，慢性鳥関連過敏性肺炎を発症した症例が報告されている9）．
これらの報告では，急性型では 1〜3 年程度，慢性型では20〜30 年以上の飼育ないし接触期間で発症している．
禁煙を契機に発症した過敏性肺炎の症例としては，40歳・男性の農夫肺の症例が報告されている ．この症例
10）では，牛削蹄師を職業としており 14 年間抗原に曝露され，禁煙後 1 年 2ヶ月で過敏性肺炎を発症した．また，30年の鳩飼育歴を有し，禁煙後 5ヶ月で症状が顕在化して鳥関連過敏性肺炎と診断された 73 歳・女性の症例が報告されている11）．我々の症例では，禁煙 2ヶ月後の CT ですりガラス様陰影を認めた．その後経時的に画像所見が悪化し，KL-6 が上昇した経過から，この時点で過敏性肺炎が発症していたと推測された．自覚症状が顕在化したのは 2 年以上経過した後であったが，本例では外来通院中であったため，症状が顕在化する前に発症を早期にとらえ得たものと考えた．
喫煙が過敏性肺炎の発症を抑制することは以前から指摘されている．その機序として喫煙が特異抗体の産12）13）生を抑制することが考えられており，Anderson らは 86
人のハト愛好家でハト IgG 抗体を測定したところ，喫煙者に比べて非喫煙者において有意に高値であったと報告
している14）．また，Yamaguchi らは，健常者とサルコイドーシス患者由来の肺胞マクロファージにおけるインターロイキン 1（IL-1）産生能は，喫煙者が非喫煙者に比べて有意に低下していることを報告し，肺局所におけるT 細胞の免疫応答を減弱させる可能性を論じている15）．
本例では約 40 年間にわたるレース鳩の飼育歴があり，

1）Ando M, et al. Diﬀerence in the phenotypes of bronchoalveolar lavage lymphocytes in patients withsummer type hypersensitivity pneumonitis, farmerʼs lung, ventilation pneumonitis, and bird fancierʼslung: report of a nationwide epidemiologic study inJapan. J Allergy Clin Immunol 1991; 87: 1002‑9.
2）Ohtani Y, et al. Clinical features of recurrent and insidious chronic bird fancierʼs lung. Ann Allergy
Asthma Immunol 2003; 90: 604‑10.
3）稲瀬直彦，他．鳥関連過敏性肺炎の診断における鳥特異抗体．日呼吸会誌 2011; 49: 717‑22.
4）石黒卓，他．酪農業者に発症した鳥関連過敏性肺炎の 1 例．日呼吸会誌 2010; 48: 985‑9.
5）西川恵美子，他．羽毛布団縫製工場勤務により発症した急性過敏性肺炎の 1 例．日呼吸会誌 2011; 49:93‑6.
6）馬島徹，他．インコによる鳥飼病の 2 例．日胸疾患会誌 1990; 28: 756‑60.
7）横尾慶紀，他．レース鳩飼育者に発症した急性鳥関連過敏性肺炎の 1 例．日サルコイドーシス肉芽腫会誌 2013; 33: 133‑7.
8）星作男，他．混合性換気障害と広範な気腫性病変を認めた慢性鳥飼病の 1 例．日呼吸会誌 2007; 45:766‑71.
9）吉村信行，他．鳩による慢性過敏性肺炎の 1 例．日
胸疾患会誌 1997; 35: 1067‑73.
10）小岩弘明，他. 禁煙後に発症した農夫肺の 1 例．日呼吸会誌 2004; 42: 319‑23.
11）伊藤伸介，他．Pigeon breederʼs disease の一例．日胸疾患会誌 1990; 28: 379‑85.

長期間抗原に曝露されていたが，その間喫煙を継続して12）Depierre A, et al. Epidemiological study of farmerʼs

いた．2011 年 1 月に禁煙し，同年 12 月の気管支肺胞洗lung in ﬁve districts of the French Doubs province.

浄液はマクロファージ優位であったが，この時点では自Thorax 1988; 43: 429‑35.

覚症状は顕在化しておらず，喫煙の影響が残存していた可能性が考えられる．その後喫煙の影響の消失により免疫応答のバランスが変化したことや，検査入院による一時的な抗原回避後に大量の抗原に曝露したことで，発熱および湿性咳嗽などの急性症状が出現したものと考えられた．病理所見では背景の著明な気腫性変化に加えて，呼吸細気管支を中心とする細葉中心性の肺胞中隔のリン13）Arima K, et al. Eﬀect of cigarette smoking on prevalence of summer-type hypersensitivity pneumonitis caused by Trichosporon cutaneum. Arch Environ Health 1992; 47: 274‑8.
14）Anderson K, et al. Eﬀect of cigarette smoking on
the speciﬁc antibody response in pigeon fanciers.
Thorax 1988; 43: 798‑800.

禁煙を契機に発症した鳥関連過敏性肺炎の 1 例

15）Yamaguchi E, et al. Interleukin 1 prodcution by al-263

Rev Respir Dis 1989; 140: 397‑402.

veolar macrophages is decreased in smokers. Am

Abstract

A case of bird-related hypersensitivity pneumonitis manifested by smoking cessation

aKoji Tokuda a,b, Masashi Bando a, Masafumi Sata a,Taichiro Yoshimoto c, Tamiko Takemura d and Yukihiko Sugiyama aDivision of Pulmonary Medicine, Department of Medicine, Jichi Medical UniversitybHaga Red Cross Hospital
cDepartment of Integrative Pathology, Jichi Medical UniversitydDepartment of Pathology, Japanese Red Cross Medical CenterA 58-year-old male race pigeon breeder gave up smoking in January 2011. On March 2011, a high-resolution
CT scan showed ground-glass attenuation in his lung. He was admitted to Jichi Medical University Hospital inOctober 2013 for treatment of a productive cough. On admission, the results of video-assisted thoracoscopic surgical lung biopsy showed lymphocyte infiltration in respiratory bronchioles and alveolar septa. The day after discharge, he cleaned out his pigeon house. He became feverish, his productive cough worsened and his inflammatory markers elevated. We diagnosed bird-related hypersensitivity pneumonitis. He was treated with prednisolone
and advised to quit pigeon breeding. The symptoms have not recurred since. This is an interesting case in whichsmoking cessation appears to have revealed underlying bird-related hypersensitivity pneumonitis.