210

日呼吸誌●症

6（3），2017例

肺の組織破壊および喀血をきたした縦隔内膵仮性嚢胞の 1 例
須藤悠太ａ,ｂ

齋藤淳ａ,ｂ

吉川匠ａ,ｂ高橋弘毅ａ上村幸二朗ａ,ｂ
北田順也ｂ

要旨：症例は 35 歳，男性．アルコール性急性膵炎を繰り返し近医に通院していたが，喀血と両側胸水を認め，当科入院．胸部造影 CT で右下葉にすりガラス陰影を伴う気腫性変化と膵臓から縦隔に達する嚢胞を認めた．縦隔内膵仮性嚢胞により膵気管支瘻を形成し，膵酵素作用により肺組織の破壊が起こり，喀血が起きたと考えられた．慢性膵炎の合併症に縦隔内膵仮性嚢胞があり，膵性胸水が生じることは知られているが，喀血をきたした症例の報告は乏しく，肺組織を破壊し気腫性変化を認めた症例の報告はなかった．貴重な 1例と思われ考察を加えて報告する．
キーワード：縦隔内膵仮性嚢胞，喀血，肺の組織破壊，膵性胸水，エラスターゼ
Mediastinal pancreatic pseudocyst, Hemoptysis,Damage to the lung, Pancreatic pleural effusion, Elastase緒

言年 3 月に両側胸水が出現したため当科を紹介受診となり，胸水コントロール目的に入院となった．胸腔穿刺でアミ慢性膵炎の合併症の一つに縦隔内膵仮性嚢胞がある

ラーゼが著明に高値（7,642 IU/L）であり，アルコールが，比較的まれな疾患である．膵性胸水や喀血を合併し性慢性膵炎による膵性胸水の診断となった．消化器内科

た症例の報告は散見されるが1）〜8），我々が検索した範囲

で膵炎の治療を行い，入院に伴う禁酒により胸水は自然では肺組織を破壊し気腫性変化を認めた症例の報告はな消失したため，経過観察となった．2013 年 5 月から通院かった．今回，我々は肺の組織破壊および喀血をきたしを自己中断していたが，2015 年 3 月下旬から左胸痛と咳た縦隔内膵仮性嚢胞の 1 例を経験したので報告する．

嗽が出現したため，当科を再紹介となった．胸部単純症

例

CT にて左胸水を認め，膵性胸水と判断し外来で経過観察を再開したが，同年 6 月下旬から喀血が出現し，胸部患者：35 歳，男性．

造影 CT 再検にて，以前には認めなかった気腫性変化と主訴：喀血．

すりガラス陰影を右下葉に認めたため，精査加療目的に既往歴：アルコール依存症，アルコール性慢性膵炎，当科に入院となった．

アトピー性皮膚炎．

入 院 時 身 体 所 見： 身 長 162 cm， 体 重 40.2 kg， 体 温

家族歴：特記事項なし．

37.2℃，血圧 128/72 mmHg，脈拍 76 回/min，経皮的動

生活歴：20 歳よりビール 10 L 以上/日．

脈血酸素飽和度（SpO2）96％（room air），呼吸音清，腹職業歴：居酒屋勤務（居酒屋で一日中飲酒）．

部は平坦で圧痛はなし，その他一般身体所見・神経学的

喫煙歴：20 本/日×15 年間（現在も喫煙中）．

所見に異常なし．

現病歴：2006 年からアルコール性急性膵炎を数回発

血液検査所見（表 1A）：血清アミラーゼ 213 IU/L，リ症し，近医消化器内科で保存的に加療されていた．2013：
パーゼ 134 U/L と高値を示した．右胸水所見（表 1B）
胸水アミラーゼ値は 7,642 IU/L と著明に上昇していた．

連絡先：須藤 悠太〒060‑8543 北海道札幌市中央区南 1 条西 16 丁目 291

画像所見：入院 3ヶ月前の胸部単純 CT（図 1A）では左胸水を認めるが，右下葉に異常所見は認めなかった．

ａ

入院時胸腹部造影 CT（図 1B，C）にて右下葉縦隔側に

ｂ

以前には存在していなかった気腫性変化が出現し，その札幌医科大学医学部呼吸器・アレルギー内科学講座

旭川赤十字病院呼吸器内科（E-mail: soleard@yahoo.co.jp）（Received 30 Oct 2016/Accepted 27 Dec 2016）

周囲には血液の吸い込み像と考えられるすりガラス陰影を認めた．縦隔条件（図 1D〜F）では，膵臓から縦隔内211

肺の組織破壊をきたした縦隔内膵仮性嚢胞の 1 例

表 1 入院時検査所見
A．血液所見
血算
WBC
Neut
Lym
Mon
Eos
Bas
RBC
Hb
MCV
MCH
Ht
Plt

B．胸水所見
7,090/μl
53.8％
16.8％
6.0％
21.9％
0.2％
3.58×106/μl
9.3 g/dl
79.9 fl25.9 pg
28.6％
33.6×104/μl

生化学
TP
Alb
T-Bil
AST
ALT
ALP
LDH
CK
BUN
Cr
Na
K

5.6 g/dl
2.8 g/dl
0.2 mg/dl
16 IU/L
10 IU/L
223 IU/L
172 IU/L
50 IU/L
5.2 mg/dl
0.62 mg/dl
139 mEq/L
3.7 mEq/L

Cl

104 mEq/L

Ca
HbA1c
AMY
LIP

8.0 mg/dl
5.8％
213 IU/L
134 U/L血清
CRP
CEA
CA19-9SCC
Pro-GRP
KL-6
SP-D
PR3-ANCA
MPO-ANCA
凝固PT％

88％

APTT

27.3 sにまで達する多房性の嚢胞を認めた．
臨床経過：喀血の原因精査のため入院第 2 病日に気管

TP
ALB
LDH
AMY
GLU
CEA
CA19-9比重リバルタ
ADA
ヒアルロン酸
総細胞数
好中球
リンパ球

5.94 mg/dl
3.8 ng/ml
2.9 μU/ml
0.6 ng/ml
16.4 pg/ml
479 U/ml
77.4 ng/ml
0 IU/ml
0 IU/ml考3.9 g/dl
2.1 g/dl
433 IU/L
7,642 IU/L
97 mg/dl
5.2 ng/ml
253.2 IU/ml
1.027（＋）
16.3 IU/L
7,480 ng/ml
2,866/μl
1,553/μl
286/μl察支鏡検査を実施した．右底幹にわずかに血液の付着を認

縦隔内膵仮性嚢胞はまれな疾患であり，我が国では 40

めたが，明らかな出血源は確認できなかった．胸腹部造例程度報告されているが，喀血をきたした症例の報告は

影 CT では膵体尾部から縦隔内まで達する多房性の嚢胞

乏しく1），肺組織を破壊し気腫性変化を認めた症例の報を認め，食道裂孔を介して縦隔内まで達していた（図 1D，告はなかった．Cameron ら2）によると，膵管破綻が膵前E，F）．画像所見および患者の既往歴より慢性膵炎によ面に起これば，腹腔内に内膵瘻を形成して膵性腹水を生る縦隔内膵仮性嚢胞を疑い，消化器内科に精査を依頼しじるが，膵管破綻が膵後面に起これば，膵液が仮性嚢胞た．磁気共鳴胆管膵管造影［magnetic resonance cholan-を形成しつつ後腹膜から食道裂孔や大動脈裂孔を通り縦giopancreatography（MRCP），図 2A］にて不規則に拡隔内まで達するとされている．本症例では毎日 10 L 以張した主膵管と嚢胞の交通を認め，膵液の一部は肺内へ上に及ぶビールの飲酒があり，アルコール性慢性膵炎のの漏出を認めた．内視鏡的逆行性胆道膵管造影［endo-急性増悪を繰り返し，仮性嚢胞を形成し，後腹膜から食scopic retrograde cholangiopancreatography（ERCP），道裂孔の脆弱部を経て縦隔内に進展したと考えられた．

図 2B］では，膵体部の主膵管に狭窄像と MRCP 同様に

膵性胸水は慢性ないし反復性の膵炎に合併し，膵胸膜瘻

主膵管と嚢胞の交通を認めたが，造影剤の注入圧が弱くを介して膵液が直接胸腔内に流入することにより生じる（急性膵炎のリスクが高く，膵管と縦隔内仮性嚢胞が造とされているが2），胸水中には血液や滲出液が混入して影される程度の圧で注入），肺内への造影剤の漏出は認いるため膵酵素濃度はそれほど高くはないとされていめなかった．検査結果から，慢性膵炎の急性増悪による

る3）．縦隔内膵仮性嚢胞に喀血もしくは血痰を合併した

縦隔内膵仮性嚢胞の診断となった．嚢胞内の減圧目的に症例の多くは，膵性胸水により臓側胸膜の破綻が起こり，膵管と交通のある縦隔内膵仮性嚢胞内に経鼻膵管ドレ気管支胸膜瘻が形成され，喀血や血痰が出現したとされナージチューブを留置し，膵外分泌抑制作用を有するソているが1）4）〜8），胸水中の膵酵素濃度はそれほど高くない

マトスタチンアナログであるオクトレオチド（octreotide）ため，肺の組織破壊にまでは至らなかったと推測され200 μg/day を投与した．入院第 15 病日に撮影した胸腹る．本症例では禁酒指導されていたにもかかわらず大量部造影 CT（図 3）では右下葉の気腫性変化は残存してい飲酒を繰り返し，さらに通院も自己中断したため，長期たものの，すりガラス陰影は消失し，縦隔内の嚢胞は著間にわたり慢性膵炎の急性増悪を繰り返し，嚢胞と胸膜明な縮小を認め，両側胸水は消失していた．喀血の再燃の一部で癒着が起こり膵気管支瘻が形成されたと考えらもなく，血清アミラーゼ値 74 IU/L と正常値まで低下しれた．膵気管支瘻が形成されたことにより，高濃度の膵たため入院第 20 病日に退院となった．

酵素を含んだ膵液が直接肺内に流入することとなり，肺

212

日呼吸誌

A6（3），2017

DB

E

C

F

図 1 （A）入院 3ヶ月前の胸部単純 CT．左胸水を認めるが，右下葉に明らかな異常所見は認めない．
（B，C）入院時胸腹部造影 CT．右下葉縦隔側に気腫性変化とその周囲にすりガラス陰影を認める．嚢胞と胸膜の間には air や胸水はなく，癒着していることが疑われる（矢印）．
（D，E，F）膵体尾部から縦隔内に達する多房性の嚢胞を認める（矢印）．

AB

図 2 （A）MRCP．不規則に拡張した主膵管と嚢胞の交通を認める．肺内にわずかに膵液の漏出を認めた（太矢印）．（B）ERCP．膵体部の主膵管に強い狭窄と狭窄部の背側上方の嚢胞内に造影剤の漏出を認める．

肺の組織破壊をきたした縦隔内膵仮性嚢胞の 1 例

213

A

B

図 3 入院第 15 病日の胸腹部造影 CT．（A）右下葉に気腫性変化は残存しているものの，すりガラス陰影は消失している．（B）治療前に認められた多房性の嚢胞は消失し（矢印），両側胸水も消失していた．の組織破壊にまで至ったと推察された．Kobayashi ら9）に

謝辞：稿を終えるにあたり，診断と治療に貴重なご助言をよれば，マウスの気管支内にエラスターゼを注入すると，いただいた旭川赤十字病院消化器内科，河端秀賢先生に深謝肺気腫が形成されることが報告されており，膵液中にはいたします．

エラスターゼが大量に含まれていることから，本症例で認められた肺の組織破壊は高濃度のエラスターゼの作用により形成されたものと考えられる．またα-1 アンチト

著者の COI（conﬂicts of interest）開示：本論文発表内容に関して特に申告なし．

リプシン欠乏症では，エラスターゼを主としたプロテ

引用文献

アーゼにより肺胞を構成する主要な結合組織であるエラスチンが破壊され，気腫性変化が形成されると考えられており10），膵液中には多数の消化酵素が含まれているが，肺の組織を破壊するにはエラスターゼの作用が必要と考

1）坂本幸裕，他．喀血で発症し，保存的加療が奏功した縦隔内膵仮性嚢胞の 1 例．日呼吸会誌 2007; 45:
582‑6.

えられる．膵性胸水を生じた症例のほとんどは，速やか

2）Cameron JL. Chronic pancreatitis ascites and pan-に外科的もしくは内科的治療を行っているため，本症例

creatic pleural eﬀusions. Gastroenterology 1978; 74:のように数年間にわたり無治療で経過した症例はまれで134‑40.

あると思われる．縦隔内膵仮性嚢胞の治療に関して，ランダム化比較試験の報告はないが，嚢胞内減圧と膵液産生抑制が重要とされ，膵外分泌機能を抑制するソマトスタチン誘導体や内視鏡的膵管ドレナージが有効とされている11）12）．以前は外科的手術が勧められてきたが，最近ではソマトスタチン誘導体であるオクトレオチドによる内科的治療が試みられ，奏効した症例が散見される12）13）．
ただし，内科的治療で胸水が消失しない場合や嚢胞内出血などを合併している場合は外科的手術を検討すべきであり3）14），本症例でも内科的治療で喀血と両側胸水が改善しなかった場合には外科的手術の適応であったと考えられた．また治療により縦隔内嚢胞が消失しても，飲酒により再発することが予想されるので，禁酒と患者指導もきわめて大切と思われる．縦隔内膵仮性嚢胞により肺の組織破壊をきたした症例は検索したかぎりでは認められず，貴重な経験と考え報告した．
本論文の要旨は第 112 回日本呼吸器学会北海道支部学術集会（2016 年 9 月，札幌）において発表した．

3）伊藤隼，他．膵性胸水を伴う縦隔内膵仮性嚢胞の2 例．日呼吸誌 2013; 2: 471‑5.
4）Ito H, et al. Two cases of thoracopancreatic ﬁstulain alcoholic pancreatitis: clinical and CT findings.
Radiat Med 2002; 20: 207‑11.
5）Tombroﬀ M, et al. Pleural eﬀusion with pancreaticopleural ﬁstula. Br Med J 1973; 1（5849）: 330‑1.
6）酒井正彦，他．喀血および膵性胸水を合併した慢性膵炎の 1 例：膵性胸水本邦例 32 例の検討．日消誌
1980; 100: 1117‑21.
7）迫康博，他．仮性膵嚢胞の左胸腔内膵液痩による著明な膵性胸水を呈した慢性再発性膵炎の 1 例．日消誌 1980; 77: 107‑11.
8）小江俊行，他．血性胸水を来した慢性膵炎の 4 例．
日胸疾患会誌 1979: 17: 114.
9）Kobayashi S, et al. A single dose of lipopolysaccharide into mice with emphysema mimics humanchronic obstructive pulmonary disease exacerbation as assessed by micro-computed tomography.

214

日呼吸誌

6（3），2017

Am J Respir Cell Mol Biol 2013; 49: 971‑7.

logue. Kurume Med J 2005; 52: 161‑4.

10）日本呼吸器学会厚生労働科学研究費補助金呼吸不全

14）Cameron JL, et al. Internal pancreatic ﬁstulas: pan-に関する調査研究班．α1- アンチトリプシン欠乏症

creatic ascites and pleural eﬀusion. Ann Surg 1976;

診療の手引き 2016．2016: 3‑4.

184: 587‑93.

11）Gullo L, et al. Treatment of pancreatic pseudocystswith octreotide. Lancet 1991; 338: 540‑1.
12）松本章子，他．繰り返し発症した縦隔内膵仮性嚢胞の 1 例．日消誌 2006; 103: 432‑7.
13）Suga H, et al. A case of mediastinal pancreatic pseudocyst successfully treated with somatostatin ana-Abstract

A case of mediastinal pancreatic pseudocyst causing damage to the lung and hemoptysis

aYuta Sudo a,b, Atsushi Saito a,b, Kojiro Uemura a,b,Takumi Yoshikawa a,b, Hiroki Takahashi a and Junya Kitada b

Department of Respiratory Medicine and Allergology, Sapporo Medical University School of Medicine and Hospitalb
Department of Respiratory Medicine, Asahikawa Red Cross Hospital
A 35-year-old man received repeated treatments for alcoholic acute pancreatitis at a neighborhood clinic.
However, hemoptysis and bilateral pleural effusion were observed; therefore he was hospitalized in our department. A chest CT revealed an emphysematous lesion with ground-glass attenuation in the right lower lobe and acyst extending to the mediastinum from the pancreas. We believe the mediastinal pancreatic pseudocyst induced
formation of a bronchopleural fistula that led to damage of the lungs subsequent to action of the pancreatic enzymes, ultimately resulting in hemoptysis. Mediastinal pancreatic pseudocyst is a complication of chronic pancreatitis. Pancreatic pleural effusion is known to occur as a result of mediastinal pancreatic pseudocyst, but there
have been few reports on cases of hemoptysis, and there has been no reported case of damage to the lung with
an emphysematous lesion.