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日呼吸誌●症10（4），2021

例

気管瘻孔を伴う甲状腺膿瘍と多発縦隔膿瘍を合併した骨髄異形成症候群の 1 例
関智行

野原瑛里

谷直樹

鈴木進子

要旨：甲状腺感染症は解剖学的異常や免疫不全がリスク因子となり，前頸部痛などの局所症状を伴う疾患である．今回，甲状腺膿瘍が気管瘻孔を形成し，局所症状を伴わない，骨髄異形成症候群の症例を経験した．
骨髄異形成症候群が甲状腺感染症のリスク因子となった可能性がある．また，甲状腺膿瘍が気管瘻孔を形成すると内瘻化されて膿瘍による局所症状が目立たず診断が難しくなる．甲状腺感染症のリスクを評価し，本症例のような画像所見を見逃さないことが重要である．
キーワード：甲状腺膿瘍，気管瘻孔，多発縦隔膿瘍，骨髄異形成症候群，免疫不全
Thyroid abscess, Tracheal fistula, Multiple mediastinal abscesses,
Myelodysplastic syndrome (MDS), Immunodeficiency

緒言

支鏡検査を施行したが診断に至らず，経過観察としていた．同年 12 月中旬より肛門痛があり，12 月末から湿性咳

甲状腺感染症が稀な理由として，甲状腺は高濃度ヨー嗽と発熱を自覚したため，近医を受診しクラリスロマイ

ドを含むこと，血流とリンパ流が豊富であること，被膜シン（clarithromycin：CAM） を処方された． その後に覆われ他臓器との連続を認めないことなどが挙げられ20XX 年 1 月 6 日，7 日にセファゾリン（cefazolin：CEZ）．甲状腺感染症が咽頭梨状窩瘻や免疫不全に生

1 g の点滴を受けたが，症状が改善しないため 1 月 8 日にている

1）2）

じた報告がある3）4）が，骨髄異形成症候群（myelodysplas-当院紹介となった．

tic syndrome：MDS）に甲状腺膿瘍が気管瘻孔を形成し入院時現症： 体温 37.5℃， 血圧 126/67 mmHg， 脈拍た報告はない．今回我々は MDS 患者に発症した気管瘻，オキシ123 回/分，呼吸数 24 回/分．SpO2 69％（室内気）孔を伴う甲状腺膿瘍と多発縦隔膿瘍を経験したため報告

マスクTMで 2 L/分を開始し 98％．身長 156 cm，体重 40 kg，する．

BMI 16.4 と痩せあり． 呼吸音は両背側で crackles を聴症

例

取，心雑音なし．腹部は平坦，軟．直腸診で肛門 9 時方向に硬結と圧痛を伴う自壊した深掘れ潰瘍を認めた．皮患者：57 歳，女性．

膚や口腔内に特記すべき異常はなく，乾癬を疑う皮疹は既往歴： 尋常性乾癬（20XX−5 年）， 肺炎球菌肺炎認めなかった．

（20XX−4 年）．MDS（20XX−4 年に診断され血液内科通院中）．
家族歴：特記事項なし．
喫煙歴：20 歳から喫煙（10 本/日）．

入院時検査所見（Table 1）： 血液検査で白血球数が48,870/μL と前回 20XX−1 年 12 月 4 日 21,290/μL に比べ上昇しており，炎症反応も高値であった．
入院時画像所見（Fig. 1A〜C）：胸部 CTでは既存の気飲酒歴：なし．

腫と多発嚢胞に加えて両肺野に結節影が複数箇所出現し

現病歴：20XX−2 年 7 月に咳嗽の精査で撮影した CTていた．

で上葉優位に多発嚢胞と気腫を認め，当科を受診した．

入院後経過：外科診察では肛門周囲膿瘍は自壊排膿し外科的肺生検の同意が得られず，20XX−1 年 10 月に気管ていたため，排膿処置は不要であった．細菌性肺炎と肛門周囲膿瘍を疑い，メロペネム（meropenem：MEPM）

連絡先：関 智行
〒 391‒8503 長野県茅野市玉川 4300
諏訪中央病院呼吸器内科（E-mail: kyokui080203@gmail.com）（Received 31 Jan 2021/Accepted 19 May 2021）

1 g q8hで治療を開始した．結節影に対して真菌感染を疑い，入院 2 日目に気管支鏡検査を施行した．咳嗽が強く脱抑制もあり十分な観察が困難であったが，気管近位部
1 時方向と 9 時方向に 2 ヶ所瘻孔があり（Fig. 2A），また気管内腔に複数の隆起性病変を認めた（Fig. 3A〜D）．

気管瘻孔を合併した甲状腺膿瘍の 1 例

Table 1Hematology
WBC48,870 /μL
Neut
93.5 %
Lymp
4.8 %
Mono
1.2 %
Eos0%
Ba0%
RBC
280×104 /μL
Hb
7.1 g/dL
Ht
22.9 %
Plt
29×104 /μL
Coagulation
PT-INR
APTT
D-dimer

1.21
36.3 sec
5.2 μg/mL

369

Laboratory ﬁndings on admission

Biochemistry
AST
37 U/LALT
13 U/LLDH
955 U/L
CPK
10 U/LALP
508 U/Lγ -GTP
61 U/LT-bil0.98 mg/dL
Alb
2.2 g/dLTP
5.1 g/dL
Na
135.5 mmol/L
K
3.5 mmol/L
Ca
7.5 mg/dL
Cl
99 mmol/L
BUN
10.3 mg/dL
Cre
0.5 mg/dL

IGRA: interferon-γ release assay, MAC:Serology
ESR
CRP
KL-6SP-D
β-D-glucan
IGRA
antigenantibody
antigen
Bacteriological examination
Mycobacterial sputum smear
TB-LAMP（sputum）
MAC-PCR（sputum）
Mycobacterial sputum culture
Sputum culture
Perianal abscess smear culture（ESBL）

56 mm/h10.81 mg/dL
579 U/mL
40.3 ng/mL
12.7 pg/mL（−）
0.1
less than 4（−）

（−）
（−）
（−）
（−）
normal ﬂora
few
few
（3＋）
（3＋）

complex, ESBL: extended-spectrum β-lactamases.

ABCD

Fig. 1 Chest CT ﬁndings. CT on admission showed multiple cysts and emphysema
bilaterally in the upper lungs (A), nodules in the right upper lung and the left lower
lung (B, C), and air in the thyroid isthmus and left lobe (arrows) (D).

入院時の単純 CT を見直すと，甲状腺峡部と左葉内に空査でも同様の所見が確認できた（Fig. 2D）．以上から 2 ヶ気を伴う低吸収域を認めた（Fig. 1D）．改めて頸部を診所の気管瘻孔を伴う甲状腺膿瘍と多発縦隔膿瘍と診断し察したが，甲状腺左葉がわずかに腫脹しているのみであった．呼吸器外科，耳鼻咽喉科，甲状腺科と協議し甲状腺た．追加した造影 CT では甲状腺峡部と左葉に造影効果

膿瘍はすでに気管内に排膿していること，全身状態が悪のない低吸収域があり，左葉深部の気管は圧排され変形くないことから追加の外科的ドレナージは行わず抗生剤していた（Fig. 2B, C）．また，気管周囲にリング状造影治療を継続する方針とし，レボフロキサシン（levoﬂoxa-効果を伴う低濃度域が複数あり，気管支鏡で確認した隆cin：LVFX）を追加した．肺野の結節影に対して真菌感起性病変と一致していた（Fig. 3E〜H）．甲状腺超音波検染症を考慮しミカファンギン（micafungin：MCFG）を

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日呼吸誌

10（4），2021

ABCD

Fig. 2 Thyroid abscesses complicated by tracheal ﬁstulae. (A) Bronchoscopic ﬁndings
showed two tracheal ﬁstulae (arrowhead and arrow). (B, C) Contrast-enhanced CT
showed a low-density area in the thyroid isthmus and left lobe with air and deformedtrachea. The arrowhead shows an abscess in the thyroid isthmus and the arrows
show an abscess in the left thyroid lobe. (D) Ultrasonography ﬁndings showed a lowechoic area (19×13×9 mm) in the left thyroid lobe with a deformed trachea (arrow).

ABCDEF

GHFig. 3 Multiple mediastinal abscesses. (A‒D) Bronchoscopic ﬁndings showed multiple protruding lesions in the tracheaand right bronchus. (E‒H) Contrast-enhanced CT showed a ring-like enhanced low-density area around the trachea
and right bronchus (arrows).

追加した．入院 3 日目に解熱したにもかかわらず洞性頻ノロール（propranolol）錠 30 mg/日の内服を行った．入脈が続いたため甲状腺ホルモン検査を行ったところ，院時からの臨床経過を Fig. 4 に示す．入院 7 日目に行った

TSH 0.0040 μIU/mL，FT4 2.93 ng/dL，FT3 4.98 pg/mLと気管支鏡検査では依然 2 ヶ所の気管瘻孔と気管隆起は残破壊性甲状腺炎を合併していることが判明し，プロプラ存していた．β-D-glucan は正常で各種培養結果で真菌が気管瘻孔を合併した甲状腺膿瘍の 1 例371Fig. 4 Clinical course. Bronchoscopic ﬁndings showed two tracheal ﬁstulae by the thyroid abscesses (isthmus and leftlobe). The left thyroid lobe ﬁstula had disappeared on day 21. The isthmus ﬁstula had disappeared on day 42. MCFG: micafungin, MEPM: meropenem, LVFX: levoﬂoxacin, CLDM: clindamycin, p.o.: per os.

否定されたため，MCFGは 1 週間で終了した．また，肛門周囲膿瘍部の検体から extended-spectrum β-lactamases（ESBL）産生大腸菌やいことが示唆された．
MDSは甲状腺感染症のリスク因子になり得る．甲状腺属が検出され，同部か感染症のリスク因子としては，咽頭梨状窩瘻や甲状腺腫らの菌血症が否定できず，MEPM は 2 週間継続した．血などの解剖学的異常や， 後天性免疫不全症候群（ac-液培養や喀痰培養，気管支鏡検体の培養検査を複数回提quired immunodeﬁciency syndrome：AIDS）や悪性リ出したが，抗酸菌を含めすべて陰性であり起因菌の同定

ンパ腫などの免疫不全が報告されている5）．本症例では超には至らなかった．これは前医で抗生剤が開始されてい音波検査や造影 CT では甲状腺に明らかな解剖学的な異たことが影響していると考えられた．特に菌血症から膿常は認めなかった．しかし，小児で多い咽頭梨状窩瘻は瘍形成をきたしやすい黄色ブドウ球菌が培養採取時に陰稀ではあるが成人例での報告もある6）7）ため，本症例でも性化した可能性はある．入院 15 日目に行った造影 CT で精査すべきであった．ただ，咽頭梨状窩瘻が原因であれは縦隔膿瘍は消失したが，甲状腺膿瘍は残存していたたば再発することが多いが，本症例では以後存命した約 1

め，LVFX とクリンダマイシン（clindamycin：CLDM）

年の間再燃しなかったことからは否定的と考えた．また，へ変更した．入院 21 日目の気管支鏡検査では甲状腺左MDSに合併する感染症は細菌感染が多く，その主要なリ葉内膿瘍からの気管瘻孔と気管隆起は消失していたが，スク因子は好中球減少であるが，それ以外にも好中球の甲状腺峡部膿瘍からの気管瘻孔は残存していた．抗生剤機能障害や他の免疫細胞の機能障害なども原因になると治療を継続し入院 42 日目の気管支鏡検査で気管瘻孔の報 告 さ れ て い る8）〜10）． 本 症 例 は revised-International消失を確認できたが，超音波検査で膿瘍の残存が否定でPrognostic Scoring System（IPSS-R）予後因子スコアはきず，LVFX 500 mg/日内服へ変更した．退院後の 65 日

3 点と lowリスクであり，末梢血白血球数は治療後も 2 万目に抗生剤を終了し，以後再発は認めなかった．

〜 3 万/μL 台と増加しており，好中球減少は一貫してな考察かったことから，好中球の機能異常やその他の免疫機能障害が原因であった可能性があると考えられた．

本症例では MDSが甲状腺膿瘍のリスク因子になった可甲状腺膿瘍が気管瘻孔を形成すると内瘻化されて膿瘍能性があること，また，甲状腺膿瘍が気管瘻孔を形成すによる局所症状が目立たず診断が難しい．化膿性甲状腺ることがあり，その場合局所症状をきたさず診断が難し炎の報告では前頸部痛や甲状腺の圧痛，同部の発赤など

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日呼吸誌

10（4），2021

局所所見が多いことがわかっている11）．本症例は気管瘻孔を形成したため膿瘍が気管内に排膿され，前頸部痛などの局所所見が目立たなかった可能性が高く，診断が遅れた．湿性咳嗽と肺の結節影については，甲状腺膿瘍が気管内に垂れ込んだ可能性や敗血症性肺塞栓症によるものと考えられた．甲状腺膿瘍が気管瘻孔を形成することは稀だが，肺炎に類似した症状を起こし得るため注意が必要である．寄生虫による甲状腺感染症が気管に瘻孔を形成した報告はある12）が，細菌感染に合併した報告は 1例のみで 13），内視鏡所見が掲載された報告はなかった．
本症例では MDSが甲状腺感染症のリスク因子になった

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可能性があること，また気管瘻孔を合併すると症状が非8）Leone G, et al. Infections in myelodysplastic syn-典型的となることが示唆された．甲状腺感染症のリスク

drome in relation to stage and therapy. Mediterr Jを適切に評価して，本症例のような画像所見を見逃さないことが重要である．
著者の COI（conﬂicts of interest）開示：本論文発表内容に関して申告なし．

引用文献

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Abstract

A case of thyroid abscesses complicated by tracheal fistulae andmultiple mediastinal abscesses with myelodysplastic syndrome
Tomoyuki Seki, Eri Nohara, Naoki Tani and Shinko Suzuki
Department of Respiratory Medicine, Suwa Central Hospital

Herein, we report a rare case of thyroid abscesses complicated by tracheal ﬁstulae and multiple mediastinal
abscesses in a patient with myelodysplastic syndrome. A 57-year-old female patient diagnosed with myelodysplastic syndrome three years earlier developed cough and fever and received antibiotic treatment in anotherclinic one week earlier; however, her condition had not improved, and she was referred to our hospital. Chest
computed tomography (CT) showed multiple cysts and emphysema in bilateral upper lungs, nodules in the rightupper and left lower lungs, and air in the thyroid isthmus and left lobe. Bronchoscopy revealed two tracheal ﬁstulae and multiple protruding lesions, and contrast-enhanced CT revealed thyroid abscesses with air and multiple mediastinal abscesses around the trachea. The patient also had destructive thyroiditis. Although the causative agent could not be identified despite various culture tests, long-term antibiotic treatment led toimprovement in her condition and all abscesses and ﬁstulae disappeared.