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日呼吸誌●症

11（6），2022

例

大量胸水貯留をきたした髄膜腫胸膜転移の 1 例
伊藤雅弘

植松慎矢髙橋祥太為定裕貴水谷萌西坂泰夫

要旨：症例は 57 歳男性．髄膜腫（WHO grade 2）が局所再発し，腫瘍摘出術を繰り返されたが病勢は進行した．呼吸困難で当院に救急搬送され，左大量胸水，両側胸膜腫瘤にて入院し，胸腔ドレナージを行った．
胸水細胞診で悪性所見はなかったが胸膜腫瘤からの経皮針生検より髄膜腫胸膜転移と診断し，胸膜癒着術を施行して退院となった．本症例からは悪性髄膜腫（WHO grade 3）でなくても胸膜転移を認め得ること，胸水細胞診では髄膜腫胸膜転移の診断が困難であることが示唆された．また，髄膜腫胸膜転移に伴う胸水貯留に胸膜癒着術が有用と考えられた．
キーワード：髄膜腫，胸膜転移，胸水貯留Meningioma, Pleural metastasis, Pleural effusion

緒言

中枢神経系腫瘍の WHO 分類第 5 版（2021 年）において，髄膜腫は病理学的悪性度によって WHO grade 1（良3 回の腫瘍摘出術，3 回の放射線治療，1 回の血管内治療を施行されたが，病勢進行のため無治療の方針となっていた．20XX 年 4 月に呼吸困難で当院に救急搬送された．
左大量胸水を認め，同日当科に緊急入院した．

性），grade 2（中間悪性），grade 3（悪性）の 3 つに分類

入院時現症：意識清明，脈拍数 97 回/分，血圧 115/90

されるが，一般的に悪性は少ない．また，遠隔転移する

mmHg，体温 36.0℃，経皮的動脈血酸素飽和度（SpO2）

場合でもその多くは肺，骨，肝，リンパ節であり，胸膜97％（経鼻酸素 3 L/分）
．眼瞼結膜の貧血および眼球結膜転移は非常に稀である．今回我々が経験した「胸膜腫瘤の黄染なし．表在リンパ節触知せず．心音に雑音認めからの経皮針生検で診断に至った胸膜転移，胸水貯留のず，整．肺野はラ音認めず．左呼吸音は減弱．腹部は平ある髄膜腫症例」と既報の髄膜腫胸膜転移の 8 症例を比坦・軟．胃瘻造設後．腸蠕動音正常．四肢浮腫なし．

較し，文献的考察を交えて報告する．

症例

入院時検査所見：血液検査は白血球 9,680/μL（好中球82.9％，リンパ球 9.7％，好酸球 0.7％，単球 6.2％，好塩基球 0.5％），血小板 44.0×104/μL，ヘモグロビン 13.8 g/

患者：57 歳，男性．

dLであった．AST 19 U/L，ALT 9 U/L，LDH 201 U/L，

主訴：呼吸困難．

ALP 222 U/L，総ビリルビン 0.3 mg/dL と肝胆道系酵素

既往歴：髄膜腫．の異常を認めなかった．BUN 7.3 mg/dL，Cre 0.47 mg/家族歴：髄膜腫の家族歴なし．

dLと腎機能障害を認めなかった．血中腫瘍マーカーに関

内服薬：レベチラセタム（levetiracetam）．

しては，NSE 25.9 ng/mL，sIL-2R 835.5 U/mL と軽度高

喫煙歴：5 本/日×10 年（30 歳から禁煙）．

値であったが，CEA，CYFRA，ProGRP，SCC，SLXはアスベスト曝露：なし．

いずれも正常範囲内であった．

現病歴：20XX−9 年に髄膜腫に対して他院で腫瘍摘出

入院時胸部単純 X 線写真（Fig. 1A）：左側の肺野びま術を受けたが，頭蓋内に局所再発を繰り返した．他院でん性に透過性低下を認め，縦隔は右方に偏位していた．
入院後経過：胸腔ドレーンを挿入し，左胸水ドレナー

連絡先：植松 慎矢〒 543‒8555 大阪府大阪市天王寺区筆ヶ崎町 5‒30大阪赤十字病院呼吸器内科（E-mail: uematsu.shinya@gmail.com）（Received 16 Mar 2022/Accepted 3 Aug 2022）

ジを施行した．胸水は黄色であり，胸水中白血球 320/µL，血小板 0.1×104/μL，ヘモグロビン 0 g/dL，TP 4.6 g/dL，LDH 251 U/L，Amy 82 U/L，Glu 114 mg/dLと滲出性胸水だった．一般細菌培養（−），結核菌 PCR・培養（−）だった．また，胸水中 CEA 0.7 ng/mL であり，胸大量胸水貯留をきたした髄膜腫胸膜転移の 1 例

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BFig. 1 Imaging ﬁndings. (A) Chest X-ray ﬁlm on admission showed pleural eﬀusions in the left cavity.
(B) Contrast-enhanced chest CT scan after treatment of pleural eﬀusion with drainage showed bilateral pleural masses with contrast enhancement. Arrow indicates the place where the needle biopsyof the pleural masses was performed.

AB

20 μm

20 μmFig. 2 Histopathological ﬁndings. (A) Hematoxylin-eosin (HE) stain (×40). Histopathological image of a pleural neoplasm taken under ultrasound guided needle biopsy which showed a partial hyperplastic winding-like structure.
MIB-1 index was 5%. (B) HE stain (×40). Histopathological image of an intracranial tumor surgically removed in
the previous hospital which showed a hyperplastic winding-like structure. MIB-1 index was 4‒6%.

水細胞診で悪性所見を認めなかった．胸水排液後に撮像それぞれ MIB-1 index 5.0％（55/1,098），5.1％（66/1,284）

した胸腹部造影 CT では，両側の壁側胸膜沿いに不均一だった．

な造影効果のある結節影，腫瘤影が散在していた（Fig.

また，比較のために前医より頭蓋内腫瘍（3 回の腫瘍1B）．また，それ以外には腫瘍を示唆する所見を認めな摘出術のうち 1 回目の手術標本）の HE染色標本を取り寄かった．胸膜腫瘤より超音波ガイド下経皮針生検を施行せたが，胸膜腫瘤と同様に渦巻き状に増生した腫瘍細胞した（Fig. 1B 矢印）．の浸潤を認めた（Fig. 2B）．また，前医の病理所見報告

胸膜腫瘤の hematoxylin-eosin（HE）染色標本では腫書によると MIB-1 index は 4〜6％だった．手術所見で硬瘍細胞が浸潤増生しており，部分的に渦巻き様の構造を膜浸潤があり，脳浸潤の存在を強く支持する所見だった

認めた（Fig. 2A）．細胞分裂像は高倍率（400 倍）10 視野ことも加味して，atypical meningioma（WHO grade 2）

中 4 個前後認めた．顕著な核小体，壊死は認めなかったと前医では診断された．

が，一部では N/C比が高い細胞がシート状増殖を呈して胸膜腫瘤の病理所見は atypical meningioma の診断基いた．今回の胸膜腫瘤から作成された HE染色標本 2 つは準に合致する部分も存在し，前医の頭蓋内腫瘍の病理所

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日呼吸誌

Table 1
AgeReference（years）/Sex11（6），2022

Reported cases of pleural metastasis from intracranial meningioma
Primary intracranial tumor

Pleural metastasis

CaseAuthor（year）

1

Kaminski JM（2001）

668/M

right frontal
NAlobe（malignant）

NA＋

3NA＋

NANA

8 months

2

Kobayashi F（2018）764/M

rightparasagittal
sinus

anaplastic
meningioma
（3）

NA＋

2NA＋NANA

1 month3

Erman T（2005）

834/F

frontalmeningothelial
parasagittal meningioma
sinus
（1）

7＋8NA（malignantmeningioma）＋

radiotherapy
chemotherapy

5NA

4Nakayama Y（2014）

925/F

right parietal
lobe

meningothelial
meningioma
（1）

NA＋

before 6months

meningothelial
meningioma（1）−

thoracotomy

NAalive（21 years）

5Veerman
GDM（2020）

1052/Frightoccipital lobe

atypicalmeningioma
（2）

NA＋

10NA（malignantmeningioma）＋NANA

1 month6Saha MK（2012）

1132/MNA

atypicalmeningioma
（2）

NA＋

6NA（2）＋pleurodesisNA

1 month7

Kessler RA（2017）1266/M

frontalextendinginto frontal
sinuses

NA（3）

NA＋

3NA＋

NANA

3 months

8Dincer A（2020）

1341/M

superior
sagittal sinus

meningothelial
meningioma
（1）

10−

0NA−

thoracotomy＜5alive（14 years）

9Ito M（2022）

presentcase

57/M

left clival

atypicalmeningioma
（2）

4‒6＋

8NA（2）＋pleurodesis

5alive（2 months）

Location

MIB-1Histology
LocalIntervalHistology
Pleuralindex
recurrence （years）（WHO grade） eﬀusion（WHO grade）（%）

Treatment

MIB-1index Outcome（%）

NA: not available.

見と類似した部分を有したことから，本症例は atypical〜25％，grade 2 29〜52％，grade 3 50〜90％であり，再meningioma（WHO grade 2）の胸膜転移であると診断

発率と組織学的分類との関連が以前より指摘されてきした．

た．その他にも MIB-1 index は髄膜腫を含むさまざまなタルクで胸膜癒着術を施行して良好な胸水コントロー

腫瘍で腫瘍増殖能の指標とされるが，髄膜腫では MIB-1

ルを得て施設へ退院した．退院の約 1 ヶ月後に前医を受index が 4％を超えると再発率が上昇するとの報告があ診したが，頭部造影 MRI では頭蓋内病変の増大を認めり1），再発率と相関があると考えられる．髄膜腫の遠隔転た．再度無治療の方針となったが，退院 2 ヶ月後の生存移の頻度は 0.15〜0.76％2）3）ときわめて低く，そのなかでは確認された．

も胸膜転移は 5.5〜9.0％4）5）と稀である．

考察

髄膜腫の胸膜転移に関しては，悪性でなくても胸膜転移を認め得る．我々が文献検索した限りでは胸膜転移を本症例の経過から，悪性の髄膜腫でなくても胸膜転移認めた髄膜腫の症例は自験例を含めて 9 例の報告があを認める可能性があること，胸膜転移の診断にあたって．そのうち胸膜転移巣で悪性と診断さる6）〜13）（Table 1）は胸水細胞診では不十分であること，髄膜腫胸膜転移にれた症例は 2 例報告されていた8）10）が，いずれも胸膜転移伴う胸水貯留に対して胸膜癒着術が有用となり得ること以前には良性あるいは中間悪性と診断された症例であっが示唆された．

た．悪性の髄膜腫の 38％は良性あるいは中間悪性の髄膜

中枢神経系腫瘍の WHO 分類第 5 版（2021 年）では髄腫が局所再発する過程で分化した14）と報告されており，膜腫は病理所見で WHO grade 1〜3 に分類されている

悪性の髄膜腫に典型的な経過と考えられる．一方で，本が，それぞれ頻度は grade 1（良性）80.0％，grade 2（中症例は胸膜転移巣が中間悪性の髄膜腫の症例であった．

間悪性）18.3％，grade 3（悪性）1.6％とされており，一髄膜腫の遠隔転移のほとんどが硬膜静脈洞に浸潤し血行般的に悪性は少ない．また，再発率はそれぞれ grade 1 7性であり2），外科的操作の際に腫瘍の一部が硬膜静脈洞を大量胸水貯留をきたした髄膜腫胸膜転移の 1 例

通じて血行性に転移し得ると報告されており15），本症例の手術所見で硬膜浸潤を認めたことを踏まえると術中操作に伴う血行性転移が本症例での転移様式と考えられた．本症例と同様に悪性でない髄膜腫が胸膜転移した症
例も 5 例報告されている8）〜11）13）．そのうち 1 例は原発巣よりも先に胸膜転移巣が発見されており9），もう 1 例は原発巣と同時に胸膜転移巣が発見された13）が，それ以外の 3
例は原発巣の手術より後に胸膜転移しており8）10）11），本症例と同様の機序で遠隔転移したと考えられた．
髄膜腫胸膜転移の診断にあたっては胸水細胞診では不十分な可能性がある．本症例では滲出性胸水を認めたが3592）Adlakha A, et al. Meningioma metastatic to thelung. Mayo Clin Proc 1999; 74: 1129‒33.
3）Enam SA, et al. Metastasis in meningioma. Acta
Neurochir (Wien) 1996; 138: 1172‒8.
4）Karasick JL, et al. A survey of metastatic meningiomas. J Neurosurg 1974; 40: 206‒12.
5）Surov A, et al. Distant metastases in meningioma:
an underestimated problem. J Neurooncol 2013; 112:323‒7.
6）Kaminski JM, et al. Metastatic meningioma to thelung with multiple pleural metastases. Am J Clin
Oncol 2001; 24: 579‒82.

胸水細胞診では悪性所見を認めず，胸膜転移巣からの超7）Kobayashi F, et al. Rapid diﬀuse pleural thickening

音波ガイド下経皮針生検より診断に至った．本症例と同

due to metastatic meningioma. Respirol Case Rep

様に胸水貯留を伴う胸膜転移例は 6 例あった6）〜8）10）〜12）
が，いずれも胸水細胞診では診断がつかず，胸膜生検あるいは肺転移巣からの経気管支肺生検で診断されていた．
また，本症例を含む 2 例で胸水貯留に対して胸膜癒着術を施行し11），本症例では 2 ヶ月以上の余命を認めた．髄膜腫の胸膜転移，癌性胸膜炎に対する対症療法として胸膜癒着術が有用である可能性が示唆された．
胸膜腫瘤からの経皮針生検で診断した胸膜転移，胸水貯留を伴う髄膜腫の 1 例を報告した．髄膜腫の既往がある胸水貯留症例では，原発巣が悪性ではなく，胸水細胞診が陰性でも胸膜転移の可能性があり，胸水コントロー
ルには胸膜癒着術が有効な可能性がある．
謝辞：本症例の病理診断にご協力いただいた大阪赤十字病院病理診断科

小谷健太郎先生に深謝いたします．

著者の COI（conﬂicts of interest）開示：本論文発表内容に関して申告なし．

引用文献
1）Abry E, et al. The signiﬁcance of Ki-67/MIB-1 labeling index in human meningiomas: a literature study.
Pathol Res Pract 2010; 206: 810‒5.

2018; 6: e00313.
8）Erman T, et al. Huge bilateral pulmonary and pleural metastasis from intracranial meningioma: a casereport and review of the literature. J Neurooncol
2005; 74: 179‒81.
9）Nakayama Y, et al. Pulmonary and pleural metastases from benign meningeal meningioma: a case report. Ann Thorac Cardiovasc Surg 2014; 20: 410‒3.
10）Veerman GDM, et al. Pleural metastasis of anaplastic meningioma. Radiol Case Rep 2020; 15: 2668‒71.
11）Saha MK, et al. An elusive cause of pleural eﬀusion.
BMJ Case Rep 2012; 2012: bcr0120125616.
12）Kessler RA, et al. Metastatic atypical and anaplastic
meningioma: a case series and review of the literature. World Neurosurg 2017; 101: 47‒56.
13）Dincer A, et al. Inﬁltration of benign meningioma
into sagittal sinus and subsequent metastasis tolung: case report and literature review. World Neurosurg 2020; 136: 263‒9.
14）Moliterno J, et al. Survival in patients treated foranaplastic meningioma. J Neurosurg 2015; 123: 23‒30.
15）佐澤由郎，他．原発性肺癌に合併した髄膜腫肺転移の 1 例．日臨外会誌 2009；70：2663‒8．

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日呼吸誌

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Abstract

A case of pleural metastasis from intracranial meningioma with pleural effusion
Masahiro Ito, Shinya Uematsu, Shota Takahashi, Hirotaka Tamesada,
Megumi Mizutani and Yasuo Nishizaka
Department of Respiratory Medicine, Osaka Red Cross Hospital

The patient, a 57-year-old man, had undergone repeated tumor resection for local recurrence of meningioma(WHO grade 2), but his disease had progressed. He was brought to the emergency room of our hospital due todyspnea, was admitted with a large left pleural eﬀusion and bilateral pleural masses, and underwent thoracic
drainage. Although there were no malignant ﬁndings on pleural ﬂuid cytology, percutaneous needle biopsy of thepleural mass revealed pleural metastasis from meningioma, and the patient was discharged after pleurodesis.
This case suggests that pleural metastasis can be observed even in patients without malignant meningioma(WHO grade 3) and that pleural ﬂuid cytology may not diagnose metastatic meningioma to the pleura. In addition, pleurodesis may be helpful for pleural eﬀusion associated with metastatic meningioma to the pleura.