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日呼吸誌●症

10（4），2021

例

肺complex 症による気胸，胸膜炎に対し気管支充填と化学療法強化が奏効した 1 例
北岡有香ａ

金澤野中潤ａ中川水ａ隆行ｂ

平野斎藤

瞳ａ武文ａ

要旨：68 歳女性．肺 Mycobacterium avium complex 症の化学療法中に左気胸と胸水貯留が出現し，ドレナージで改善せず，Endobronchial Watanabe Spigot（EWS®）を用いた気管支充填術により気漏が停止した．化学療法はクラリスロマイシン（clarithromycin：CAM）をアジスロマイシン（azithromycin：AZM）に変更し，アミカシン（amikacin：AMK）を 4 ヶ月追加した．現在気胸の再燃なく，肺野病変は改善傾向であり，喀痰培養は陰性となっている．気管支充填術と化学療法の強化が有用であったと考えられた．
キーワード：肺 Mycobacterium avium complex（MAC）症，気胸，胸膜炎，，アミカシンEndobronchial Watanabe Spigot（EWS®）
Pulmonary Mycobacterium avium complex disease, Pneumothorax,
Pleuritis, Amikacin (AMK)緒

生活歴：住環境などに特記すべきものなし．

言

現病歴：20XX−4 年に喀痰培養陽性，左上葉空洞・気肺非結核性抗酸菌症（pulmonary nontuberculous my-管支拡張病変を有する肺 MAC 症と診断され，クラリスcobacteriosis：肺 NTM症）の経過中に，気胸合併を契機ロマイシン（clarithromycin：CAM）800 mg，エタンブに胸膜炎を合併することがあり，その予後が不良である

トール（ethambutol：EB）500 mg，リファンピシン（ri-com-fampicin：RFP）300 mg［＋カナマイシン（kanamycin：plex（MAC）症の気胸と胸膜炎合併例に対し，化学療法KM）500 mg，最初 1 ヶ月］による化学療法を行い，喀痰ことが報告されている．肺の強化と Endobronchial Watanabe Spigot（EWS ）を用培養陰性となり計 2 年間で治療は終了し，経過観察していた気管支充填術の併用により，気胸の改善とともに喀いた．再度喀痰培養陽性となり，20XX年 4 月より CAM，痰培養陰性化に成功した 1 例を経験したので，文献的考EB，RFPによる治療を再開したが，喀痰培養陽性が続い察を加えて報告する．ていた（CAM 感受性あり）．20XX＋1 年 2 月の定期外来®

症

例で左気胸と胸水貯留を認めたため入院した．
入院時現症： 身長 162 cm， 体重 42.8 kg，body mass

患者：68 歳，女性．

index 16.3 kg/m2，体温 37.3℃，血圧 148/103 mmHg，脈拍主訴：呼吸困難．

97 回/min・整，経皮的動脈血酸素飽和度 97％（室内気）．

既往歴：小児期に肺炎．

入 院 時 血 液 一 般・ 生 化 学 検 査： 白 血 球 数 8,100/μL

職業歴：スポーツジムの清掃員．

（Neutr 65.0％，Lym 19.9％），CRP 0.67 mg/dL と炎症反家族歴：特記事項なし．

応の軽度上昇を認めた以外，特記事項はなかった．

喫煙歴：なし．

入院時画像検査：胸部単純 X 線写真では左気胸と胸水貯留を認めた．

連絡先：北岡 有香〒 319‒1113 茨城県那珂郡東海村照沼 825

入院後経過：胸腔ドレナージを施行したが，肺は拡張せず気漏が持続した（Fig. 1a）．また，胸水の抗酸菌培養

ａにてｂ

胸膜炎と考えられた．肺が拡張しないため胸膜癒着術は

茨城東病院呼吸器内科

同 呼吸器外科（E-mail: yukatekuteku@gmail.com）（Received 18 Feb 2021/Accepted 2 Apr 2021）が検出され，肺 MAC症による難治性気胸，行えず，EWS® による気管支充填術が望ましいと考え，第 15 病日に全身麻酔下で施行した．入院時の CT で左上肺 MAC 症の気胸，胸膜炎に EWS® が奏効した 1 例abc331dFig. 1 Imaging ﬁndings. (a) A chest radiograph and chest computed tomography (CT) on hospitalization
showed left pneumothorax after drainage. The cavity in the left upper lobe had collapsed (arrowhead). (b)A chest radiograph showed that the left lung had expanded on day 8 after the bronchial ﬁlling with
EWS®, but incompletely. (c) A chest radiograph and chest CT at 3 months after the bronchial ﬁlling withEWS® showed that the left lung pneumothorax had not worsened, but that lung lesions of the right lungwere worse. (d) A chest radiograph and chest CT at 6 months after the bronchial ﬁlling with EWS®
showed that the left lung pneumothorax had not worsened, but air space could be detected, and that thelung lesions of the right lung detected on Fig. 1c had improved.

葉の空洞壁破綻が疑われ，気胸発症前の CTを参考にし，
B3a と B4 が空洞との交通気管支と推定した．麻酔は鎮静にプロポフォール（propofol）とセボフルラン（sevoﬂurane）を，筋弛緩にロクロニウム臭化物（rocuronium，鎮痛にフェンタニル（fentanyl）を用いて，bromide）
自 発 呼 吸 は 残 さ ず に 処 置 を 行 っ た． 気 管 支 鏡 は BF
TYPE 260（Olympus，Tokyo，Japan）を用い，キュレッ
ト先端に EWS® を装着し，B3aに Sサイズを 2 個，B4aiiにS と M サイズを充填し気漏は減弱，B4ai に S サイズを充填すると同時に気漏は完全に停止した（Fig. 2）．透視下で肺拡張を確認し処置は終了した．また，化学療法は入Fig. 2 Bronchoscopy showed that the EWS® had beenplaced into the left upper lobe bronchi, B3a and B4a(arrowheads).

院 後 よ り CAM を ア ジ ス ロ マ イ シ ン（azithromycin：AZM）250 mgに変更し，アミカシン（amikacin：AMK）
420 mgの点滴静注を追加した．肺の拡張は完全ではないが内服治療中という報告がある1）．肺 NTM症の進行によものの気漏の再燃なく，EWS® 留置後 8 日目にドレーンる肺病巣の胸膜穿破から気胸が生じ，さらに菌の胸腔内を抜去し（Fig. 1b），悪化がないことを確認して第 46 病への散布から胸膜炎を併発し，胸膜肥厚，胸水増加によ日に退院した．

り肺の拡張障害が起こり，結果的に気胸が難治化すると退院後経過：化学療法は AZM，EB，RFP を継続してされる2）．

おり，AMK追加は 4 ヶ月行った．退院後も肺の拡張は完

難治性気胸が起こるような状況では，肺自体の脆弱性全ではないものの，虚脱は悪化していない（Fig. 1c, d）．

や患者の全身状態が不良であるために手術に困難を伴う

EWS® 留置から 3 ヶ月後に一時右肺上葉の浸潤影，粒状ことから，手術を極力回避することが多い．また肺 MAC影が増悪した（Fig. 1c）が，現在改善傾向であり（Fig.

症の難治性気胸は，感染合併により有瘻性膿胸になった1d），また，1 年以上喀痰培養陰性が続いている．

場合さらに治療は困難となり，予後不良になることが知考察られている3）．こういった手術困難例に対し，EWS® を用いた気管支充填術は比較的安全で，より確実に長時間の肺 NTM 症における気胸の合併率の推定値は約 2.3％，気管支閉塞を得ることから，難治性気胸に対する治療法が最も多く，ほとんどが排菌中であり，約 60％として有望視されている3）．今回は，複数の気管支に充填

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日呼吸誌

10（4），2021する必要があり時間がかかることが予想され，また特に芳しくなかったことを鑑み，AZMに変更した．また，空上葉枝への処置は咳嗽反射が強いと手技が困難になると洞あるいは進行性/重症気管支拡張症肺 MAC症の患者で考えられたため，全身麻酔下に施行し，EWS® の挿入はは，注射剤の AMKあるいはストレプトマイシン（strep-キュレットの先端に装着して行った．キュレットを用いtomycin：SM）を初期治療レジメンに加えることが提案ることで挿入角度がつけやすくなり，また，EWS の押されている5）．AMK と SM を比較したデータは出ていな

し込み，離脱の際に気管支鏡で直視できることで，確実いが，アミノグリコシド注射（SM）を初期治療として®

かつ速やかに充填することが可能となる ．EWS 単独で3 ヶ月併用した群は，併用しなかった群と比較して喀痰

気 漏 が 減 弱 し た の は Sasada ら が 79.2％，Himeji ら が培養陰性化の割合が有意に高かった（71.2％ vs 50.7％）

50％，と報告しており，EWS がうまくいかない場合にという報告があり11），本症例は，初期治療ではないが，追加治療を考慮すべきとしている5）6）．その他の治療につ空洞，進行性/重症気管支拡張症があり，気胸，胸膜炎をいては，胸膜癒着は肺拡張が完全でないため奏効しない合併し重症と考えたため AMK を追加した．退院後に右可能性が高いと考えた．瘻孔閉鎖術は，感染部位の瘻孔肺上葉の浸潤影，粒状影が一時的に悪化したことは左肺は被覆材でも筋肉や脂肪などのフラップでも治癒しないの空洞からの管内性シューブによるものと考えられたた可能性が高く，感染病巣である空洞自体の瘻孔閉鎖にはめ，化学療法の強化を行い，その後，改善した．胸腔内左上葉切除が必要となるが，残下葉の拡張や変位が悪く，に気胸遺残腔が残存し，気管支と胸腔の交通は完治して大きな遺残スペースが残ることが予想され，MAC 膿胸いないと考え，今後も肺の虚脱の進行，胸膜炎の悪化ががコントロール不能，もしくは気管支断端瘻が生じる危ないか注意を要するが，気管支充填術後 1 年以上経過し険があり回避すべきと考えた．難治例に対しては気管支ても明らかな増悪を認めていない．

4）

®

®

充填術と外科治療の併用も報告されている2）7）が，本症例

難治・慢性肺 MAC 症の気胸治療において，化学療法

では気管支充填術後明らかな再発がないため追加治療はの強化に加え，EWS® による気管支充填術が治療選択肢行わなかった．また，これまでの症例報告の多くは化学の一つになり得ることを考慮すべきである．

療法がされておらず，本症例のように治療中の報告は少ない2）4）7）8）．未治療の場合は，化学療法の開始により気胸の治癒が促進され得ると考えるが，すでに抗菌剤による治療がされているにもかかわらず発症した気胸は，難治化する可能性が高いと推測する．
肺 MAC 症の化学療法については，2020 年 American
Thoracic Society/European Respiratory Society/European Society of Clinical Microbiology and Infectious Diseases/Infectious Diseases Society of America（ATS/

著者の COI（conﬂicts of interest）開示：本論文発表内容に関して申告なし．

引用文献
1）萩原恵里，他．気胸を合併した非結核性抗酸菌症 16例の臨床的検討．日呼吸会誌 2010；48：104‒7．
2）水谷尚雄，他．治療に難渋した肺 MAC 症による胸ERS/ESCMID/IDSA）のガイドラインでは，マクロライ膜炎を合併した遷延性気胸の1例．日呼吸会誌 2016；
5：331‒5．

ド感受性肺 MAC 症患者において，マクロライド耐性を

3）渡辺洋一，他．難治性気胸，気管支瘻に対する EWS防ぐために，マクロライドと EBを含む少なくとも 3 剤の治療が提案されており，マクロライドは CAM ベースよりも AZM ベースのレジメンで治療することが提案されている9）．わが国でも 2020 年 2 月に AZM の肺 NTM 症に対する使用が保険収載された．CAMと AZMの効果に有意差はないとされ，リファマイシン系との薬剤相互作用や錠剤数・内服回数が減る，費用が抑えられるといった理由から，前述のガイドラインでは後者が推奨されている10）．リファマイシン系との薬剤相互作用については，（Endobronchial Watanabe Spigot）を用いた気管支充填術の有用性．気管支学 2001；23：510‒5．
4）菅野貴世史，他．肺非結核性抗酸菌症に合併した難治性気胸に対しガイドシースキュレット法によるEWS 充填術が有効であった 1 例．気管支学 2016；
38：505‒9．
5）Sasada S, et al. Clinical evaluation of endoscopic
bronchial occlusion with silicone spigots for themanagement of persistent pulmonary air leaks. Intern Med 2011; 50: 1169‒73.

RFP と併用した際，CAM，AZM ともに maximum ob-6）Himeji D, et al. Clinical evaluation of endoscopic，ﬁnal concentrations（Clast），served concentration（Cmax）

bronchial occlusion with an Endobronchial Wata-

area under the concentration time curve（AUC0‒7）が低下したが，CAM の方がより低下したという報告がある（−73 ％，−68 ％，−82 ％ vs −24 ％，−23 ％，−32 ％）10）ため，本症例では CAM ベースのレジメンで治療経過がnabe Spigot for the management of intractable
pneumothorax, pyothorax with bronchial ﬁstula, andpostoperative air leakage. Intern Med 2020; 59:
1835‒9.

肺 MAC 症の気胸，胸膜炎に EWS® が奏効した 1 例

7）金沢333

fect Dis 2020; 71: 905‒13.

豪，他．非結核性抗酸菌症（10）van Ingen J, et al. The pharmacokinetics and phar-）による有瘻性膿胸に対して外科的・内科的macodynamics of pulmonary

アプローチにて治癒し得た 1 例．日呼外会誌 2016；
30：65‒9．

complex disease treatment. Am J Respir Crit CareMed 2012; 186: 559‒65.

8）河合紀和，他．関節リウマチ治療中に発症した非結11）Kobashi Y, et al. A double-blind randomized study

核性抗酸菌症に伴う続発性膿気胸に対して EWS を用いて治療した 1 例．気管支学 2015；37：445‒9．

of aminoglycoside infusion with combined therapy
for pulmonary9）Daley CL, et al. Treatment of nontuberculous myco-ease. Respir Med 2007; 101: 130‒8.

bacterial pulmonary disease: an oﬃcial ATS/ERS/

complex dis-ESCMID/IDSA clinical practice guideline. Clin In-Abstract

A case of successful bronchial filling with Endobronchial Watanabe
Spigot (EWS®) for refractory pneumothorax and pleuritis due topulmonary Mycobacterium avium complex diseaseaYuka Kitaoka a, Mizu Nonaka a, Hitomi Hirano a, Jun Kanazawa a,Takayuki Nakagawa b and Takefumi Saito a

Department of Respiratory Medicine, National Hospital Organization Ibarakihigashi National Hospitalb
Department of Chest Surgery, National Hospital Organization Ibarakihigashi National HospitalA 68-year-old woman was hospitalized for left pneumothorax and pleural eﬀusion that had developed duringchemotherapy for pulmonary
complex (MAC) disease. The pneumothorax did not improvewith drainage, and bronchial ﬁlling with Endobronchial Watanabe Spigot (EWS®) stopped air leakage. We changed
chemotherapy from clarithromycin (CAM) to azithromycin (AZM) and added amikacin (AMK) for 4 months. Currently, there has been no recurrence of pneumothorax, lung lesions have improved, and sputum culture is negative. Bronchial ﬁlling and intensiﬁcation of chemotherapy were considered useful.