18日呼吸誌●症6（1），2017

例

内視鏡的治療に加え外科的治療介入を要した気管支グロムス腫瘍の 1 例
下村巌ａ

橋本大ａ

設楽将之ｂ

棚橋雅幸ｂ

丹羽宏ｂ

中村秀範ａ

要旨：症例は 73 歳，男性．持続する咳嗽に対して前医で胸部単純 CT を施行し，気管支腫瘍を疑う所見を認めた．精査目的に当院紹介となり，気管支鏡検査を施行したところ左肺下葉支を閉塞する腫瘍を認め，同部位より生検を行った．病理組織学的検索にて小型類円形細胞の集簇像を認め，免疫染色にてグロムス腫瘍と診断した．硬性鏡による高周波スネア，レーザー治療を試みたが完全切除は困難であり，左肺下葉管状切除術を追加施行し経過良好である．気管支グロムス腫瘍はまれであると考え，文献的考察を含め報告する．
キーワード：グロムス腫瘍，気管支Glomus tumor, Bronchus

緒言

グロムス腫瘍は爪床，指趾などに好発する神経筋血管装置由来の腫瘍であり，軟部組織以外に発生することはきわめてまれであるとされている．今回，我々は気管支異常所見なし．
入院時検査所見：軽度の肝障害，胆道系酵素，HbA1cの上昇を認めた．明らかな腫瘍マーカーの上昇は認めなかった．
胸部単純 X 線所見：明らかな異常所見なし．

原発グロムス腫瘍と診断し，内視鏡的高周波スネア治

胸部単純 CT 所見（Fig. 1）：左肺上葉・下葉気管支分療・外科的切除を施行した 1 例を経験したため，文献的岐部から下葉気管支内にかけて 18×14 mm 大の腫瘤性考察を加えて報告する．

病変を認めた．

症例

患者：73 歳，男性．

頭部造影 MRI 所見：粗大な腫瘤性病変を認めなかった．
FDG-PET 所見（Fig. 2）：左肺主気管支遠位部から下主訴：咳嗽．

葉気管支内に腫瘤性病変を認め，同部位に maximum

家族歴：特記事項なし．

standardized uptake value（SUVmax）3.1 の集積を認め

既往歴：甲状腺腫，糖尿病，脂質異常症，白内障．

た．

生活歴：喫煙 40 本/日×53 年，飲酒なし．

気管支鏡検査所見（Fig. 3A）：下葉を閉塞するように

現病歴：2013 年 8 月頃より咳嗽あり．対処薬にて経過

白色調の腫瘤を認め，上葉支は開通がみられた．病変はをみていたものの症状改善がみられず，近医で施行した下葉支より発生していると考えられ，同病変より生検を胸部単純 CT にて左気管支内の腫瘍性病変を疑う所見を施行した．

認めたため紹介受診となった．

生検病理所見：表面はびらん状で，小型類円型細胞の入院時現症：身長 159.5 cm，体重 61.5 kg，体温 37.0℃，集簇像を認めた．免疫組織化学的には，chromogranin A

脈拍 70/min・整，血圧 154/76 mmHg，経皮的動脈血酸

陰性，synaptophysin 陰性，CD56 陰性，cytokeratin 陰．心音・呼吸音ともに素飽和度（SpO2）94％（室内気）性，TTF-1 陰性，平滑筋 actin（α-SMA）陽性，vimentin一部陽性であり，グロムス腫瘍の可能性が高いと診断し連絡先：下村 巌〒430‑0906 静岡県浜松市中区住吉 2‑12‑12た．
入院後経過：グロムス腫瘍は一般に良性腫瘍であり，ａ

画像および内視鏡所見から，気管支粘膜内に有茎性に限ｂ局している可能性があると考え，また確定診断を再度試

聖隷浜松病院呼吸器内科

聖隷三方原病院呼吸器センター外科（E-mail: shimomurai1225@gmail.com）（Received 4 Mar 2016/Accepted 26 Aug 2016）

みるため，高周波スネア治療の適応と判断した．全身麻酔硬性鏡下に左下葉入口部の腫瘍に対して高周波スネ気管支グロムス腫瘍の 1 例

19Fig. 1 A chest plain CT image showed a 18×14 mm mass in the left inferior lobar bronchus.

グロムス小体を発生母地とする，多くは良性の生物学的態度を示す腫瘍である．グロムス小体は，末梢の動静脈吻合部の血管周囲に存在する特殊な平滑筋細胞であるグロムス細胞よりなり，末梢循環制御や体温調節の機能を有している．グロムス腫瘍はまれであり，軟部組織腫瘍
500 例をまとめた報告においてその頻度は 1.6％とされる2）．気管・気管支グロムス腫瘍は非常にまれだが，24例をまとめた検討では，発症年齢は平均 52 歳とされ，性別は男性に多い．本症例は 73 歳と高齢であり，過去の報告と比較しても比較的高齢である．発生部位としては気管が最も多く，左右主気管支にもみられる3）．肺野型のグロムス腫瘍は我が国において十数例が報告されている．
Fig. 2 A FDG-PET scan showed increased uptake（SUVmax＝3.1）in the mass lesion in the left inferior
lobar bronchus.

主要症状として明らかな症状を認めないものもあり，咳嗽・血痰といった症状を呈するものは気管や中枢部気管支に腫瘍が存在する場合が多い4）．
確定診断は病理組織学的になされる．好酸性の細胞質と卵円核を有する均一な円型細胞である腫瘍細胞が，細ア，半導体レーザーによる切除を試みた（Fig. 3B，C）．

小血管の周囲に均一に増殖する．免疫組織学的にはしかし，完全切除は困難であったため，6 日後に左肺下α-SMA，vimentin 陽性といった平滑筋様の性格を有す

葉管状切除術を追加施行した．術後経過は良好であり，

る5）．本症例においてもこの特徴を確認できた．
鑑別診断としては，カルチノイド，血管周皮腫などが外来経過観察となっている．
最終病理診断：腫瘤の大きさは 17×12×8 mm であっ挙げられる．カルチノイドとは，神経内分泌細胞マーた．病変は B6 と肺底区の分岐部から発生していた（Fig.

カーである chromogranin A，synaptophysin，CD56 が4A）．気管支上皮下から壁内に腫瘍は進展しており，比それぞれ陰性であることから鑑別可能と考えられ，血管較的均一な類円形の核を有する腫瘍細胞の増殖が小血管周皮腫とは，CD34，cytokeratin が陰性であることより周囲性にみられた．有糸分裂活性は 4/50 high power

鑑別可能である5）6）．

ﬁelds（HPF）程度に認められ，明らかな異型核分裂像はグロムス腫瘍は大部分が良性腫瘍であるが，悪性例も認められなかった（Fig. 4B，C）．免疫組織学的には，上まれにみられる．悪性度に応じて病理組織学的にグロム

記生検と同様の結果に加え，h-caldesmon 陽性，desmin

ス腫瘍を glomus tumor proper type，glomangioma，一部陽性となり，グロムス腫瘍と診断された（Fig. 4D）．

glomangiomyoma と分類するものもみられる7）．Folpe ら

考察

Masson ら によって初めて報告されたグロムス腫瘍は，
1）は 52 例のグロムス腫瘍について，その大きさ，発生部位，有糸分裂活性や異型性を元に悪性度の検討を行い，① malignant glomus tumor，② symplastic glomus tu-20

日呼吸誌A

B

6（1），2017

C

Fig. 3 （A）A bronchoscopic examination showed a white polypoid mass in the left inferior lobar bronchus.（B）Bronchoscopic view after high-frequency electrosurgical snaring therapy.（C）Bronchoscopic view after laser therapy.

ABC

D

Fig. 4 （A）The resected tumor size was 17×12×8 mm（hematoxylin-eosin stain,×20）.（B）The tumor extended to the tract epithelium.（C）Relatively uniformed
small cells with oval nuclei were growing around the small vessels（hematoxylin-eosin
stain, ×200）.（D）The immunohistochemical staining showed that the tumor cells
were positive for α-SMA（×200）.

mor，③ glomus tumor of uncertain malignant potential，れ，気管支壁外性の進展性はないと考えられたため内視④ glomangiomatosis の 4 つに分類した ．本症例は，こ鏡下高周波スネア治療，レーザー治療を試みたが，完全の分類に準拠すると，著明な有糸分裂活性と異型性は認切除が困難であり外科的治療介入を要した．グロムス腫められなかったものの，気管支は深部発生（deep location）

瘍はその多くが良性であり，外科的切除が治療として選となるため uncertain malignant potential に分類される

択されることが大部分である10）．しかし，限局した病変と考えられた．

についてはより低侵襲な内視鏡的治療が選択されること

8）治療としては外科的切除，内視鏡的切除，放射線治療もある11）．本症例のように，明らかな悪性腫瘍と判断さが主に行われており，photodynamic therapy や cryo-

れない場合，また，画像，気管支鏡所見より完全切除のtherapy を行ったとする報告もみられる9）．本症例では，可能性がある場合には，やはり低侵襲の治療を検討する

気管支鏡検査の生検によりグロムス腫瘍の診断が得らことが望ましいと考えられる．

気管支グロムス腫瘍の 1 例

21

気管・気管支グロムス腫瘍はきわめてまれであり，臨5）Ariizumi Y, et al. A primary pulmonary glomus tu-

床所見に乏しい場合も多く，診断に苦慮する．気管・気mor: a case report and review of the literature.

管支腫瘍を認めた場合，鑑別の一つとして考慮する必要があり，腫瘍の性状に応じた治療法の選択が望まれる．
本論文の要旨は，第 108 回日本呼吸器学会東海地方学会（2015 年 11 月，岐阜）において報告した．
謝辞：本症例の病理所見についてご教示いただきました，当院病理診断部の新井義文先生，大月寛郎先生に深謝いたします．

Case Rep Pathol 2012; 2012: 782304.
6）Gaertner EM, et al. Pulmonary and mediastinal glomus tumors: report of ﬁve cases including a pulmonary glomangiosarcoma: a clinicopathologic study
with literature review. Am J Surg Pathol 2000; 24:1105‑14.
7）Katabami M, et al. Bronchogenic glomangiomyoma
with local intravenous infiltration. Eur Respir J

著者の COI（conﬂicts of interest）開示：本論文発表内容に関して特に申告なし．

mors: analysis of 52 cases, with a proposal for thereclassifyication of glomus tumors. Am J Surg

引用文献

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Eur Radiol 1998; 8: 364‑6.

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10）De Cocker J, et al. Intrapulmonary glomus tumor in

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necol Obstet 1963; 117: 334‑40.
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恵，他．気管支グロムス腫瘍の 1 例．日呼吸11）Vailati P, et al. Endoscopic removal of a right main

会誌 2010; 48: 303‑6.

bronchus glomus tumor. Monaldi Arch Chest Dis4）Oizumi S, et al. A rare case of bronchial glomus tu-2004; 61: 117‑9.

mor. Respiration 2001; 68: 95‑8.

Abstract

A case of bronchial glomus tumor

Department of Respiratory Medicine, Seirei Hamamatsu General Hospital
Division of Thoracic Surgery, Respiratory Disease Center, Seirei Mikatahara General Hospitalab

Iwao Shimomura a, Dai Hashimoto a, Masayuki Shitara b,Masayuki Tanahashi b, Hiroshi Niwa b and Hidenori Nakamura a

A 73-year-old male presented with cough. A chest CT showed a mass in the left inferior lobar bronchus. A
bronchoscopic examination demonstrated a polypoid white-colored tumor in the left lobar bronchus. A biopsy
was performed, and it showed an accumulation of small rounded cells; we diagnosed glomus tumor immunohistochemically. Endoscopic high-frequency electrosurgical snaring and laser therapy were performed, but the tumor
was unresectable. Furthermore, he received a left lower sleeve lobectomy, and the postoperative course is uneventful. We herein report this rare case and provide a review of the previous literature.