日呼吸誌●症11（1），202211例

急性呼吸促迫症候群で発症した Lemierre 症候群の 1 例
小澤亮太

倉石博

武内裕希

山本学

増渕雄小山茂

要旨：70 歳女性．頸部痛，発熱，呼吸困難で当院に転院搬送．感染源不明の敗血症性ショック，敗血症性肺塞栓症による多発肺化膿症，急性呼吸促迫症候群（acute respiratory distress syndrome：ARDS），播種性血管内凝固，急性腎障害と診断した．人工呼吸管理下で鑑別に苦慮したが，第 5 病日の MRI で頸椎硬膜外膿瘍と後頸部静脈の化膿性血栓性静脈炎を認め，Lemierre症候群と診断した．抗菌薬で改善し，第 73 病日に退院した．Lemierre 症候群では肺に遠隔感染巣を高頻度に伴うため，呼吸器内科医はその病態を理解する必要がある．
キーワード：Lemierre 症候群，敗血症性肺塞栓症，急性呼吸促迫症候群
Lemierre’s syndrome, Septic pulmonary embolism,
Acute respiratory distress syndrome (ARDS)緒

言され，血液培養 2 セット採取後に新型コロナウイルス感染症（coronavirus disease 2019：COVID-19）疑いとしLemierre症候群は，頭頸部領域の細菌感染が内頸静脈てメチルプレドニゾロン（methylprednisolone）80 mg，に化膿性血栓性静脈炎を生じ，全身臓器に敗血症性塞栓メロペネム（meropenem：MEPM）0.5 g を投与された．

症を形成する危険な病態である．稀な病態ではあるが，鎮静剤と筋弛緩薬を用いた経口気管挿管後に，当院に転肺に遠隔感染巣を生じることが多いため呼吸器内科医も院搬送された．

遭遇し得る．我々は後頸部に血栓性静脈炎を生じた非典

入院時現症：身長150cm，体重50 kg，血圧118/54 mmHg，型的な 1 例を経験した．急性呼吸促迫症候群（acute re-脈拍 120 回/分，体温 36.6℃，意識レベル E1VTM1，経皮

spiratory distress syndrome：ARDS）のほかさまざまな．
的動脈血酸素飽和度 95％（FiO2 0.55，PEEP 14 cmH2O）

合併症を生じたが，集中治療により救命し得た．文献的

頭頸部は異常所見なし．口腔と咽頭の観察は困難．心音考察とともに報告する．

異常なし．両前胸部で水泡音を聴取．腹部は平坦・軟．

症

例

下腿浮腫なし．皮膚に黄染あり．
入院時検査所見（Table 1）：好中球優位の白血球上昇

患者：女性，70 歳．に，凝固異常を伴う血小板減少を認める．胆道系誘導酵

主訴：頸部痛，発熱，構音障害，めまい，呼吸困難．

素上昇， 直接型優位のビリルビン上昇， 腎機能障害，既往歴：高血圧．

BNP 上昇を認める．CRP，プロカルシトニン，エンドト常用薬：なし．

キシン，フェリチン高値．Severe acute respiratory syn-

生活歴：喫煙歴なし．ホテル清掃業．

drome coronavirus-2（SARS-CoV-2，LAMP 法） 陰性．

現病歴：救急要請の 11 日前に頸部痛，3 日前に悪寒・Ⅰ型呼吸不全．PaO2/FiO2 230．心電図は洞性頻脈．心発熱，前日に構音障害とめまい，搬送当日に呼吸困難が臓超音波検査による左室収縮能・拡張能は正常，右室径出現した．前医で両肺にすりガラス陰影と浸潤影を指摘

拡大や心室中隔扁平化はなく，右室流出路波形は正常，
三尖弁逆流ピーク血流速 2.6 m/秒，下大静脈径は 23 mm

連絡先：倉石 博〒 380‒8582 長野県長野市若里 5‒22‒1
日本赤十字社長野赤十字病院呼吸器内科（E-mail: hirokura1@hotmail.com）（Received 12 Aug 2021/Accepted 8 Oct 2021）

で呼吸性変動に乏しい．肺高血圧症の可能性は intermediate．頸部超音波検査で内頸静脈に血栓なし．胸部 CTで両側上葉に小葉間隔壁肥厚とすりガラス陰影，舌区と左下葉に浸潤影，左下葉に結節影を認める（Fig. 1）．胸部造影 CT（縦隔条件）で左上葉，下葉に内部造影不良

日呼吸誌

12Table 1
Hematology
WBC29,460 /μL
Neut
97.5 %
Lymp
1.0 %
Mono
1.1 %
Eos
0.0 %
RBC
3.9×106 /μLHb
11 g/dLHt
32.6 %
Plt
5.2×104 /μL
Coagulation
PT-INR
APTT
FDP
D-dimer
AT III

1.09
33.3 sec
24 μg/mL
15.2 μg/mL
35 %:11（1），2022

Laboratory data on admission

Biochemistry and serology
AST30 U/L
ALT
18 U/L
LDH
292 U/LALP
634 U/Lγ -GTP87 U/L
T-bil
3.1 mg/dL
D-bil
2.6 mg/dLUA
5.8 mg/dL
BUN
40.6 mg/dL
Cre0.95 mg/dL
Alb
1.9 g/dLTP
5.1 g/dLNa
136 mmol/L
K
3.7 mmol/L
Cl
99 mmol/L
Glu
247 mg/dL
HbA1c
6.3 %
CRP
30.27 mg/dL
Ferritin
394 ng/mL
KL-6
126.9 U/mL
BNP
297.5 pg/mL
β -D-glucan＜2.71 pg/mL
Procalcitonin
7.44 ng/mL
Endotoxin30.47 pg/mL

Blood gas analysis（FiO2 0.55）
pH
PaO2
PaCO2
PaO2/FiO2
Lactate

7.379
127 Torr
35.9 Torr
230
3.9 mmol/LUrinalysis
Speciﬁc gravity
pHProtein
GlucoseOccult blood
Bilirubin
Urobilinogen
Ketone

1.018
5.5
1+（−）
1+2+1+（−）

Bacteriological examination
urinary antigen
urinary antigen

negative
negative

Viral examination
SARS-CoV-2（nasopharyngeal swab, LAMP）

negative, SARS-CoV-2: severe acute respiratory syndrome coronavirus-2.

Fig. 1 Chest CT shows ground grass opacities and interlobular septal thickening
bilaterally in the upper lobes, inﬁltrates in the lingual segment and lower lobe of
the left lung, and nodules in the lower lobe of the left lung.の浸潤影と結節影を認め，一部に空洞を形成（Fig. 2）．

め，循環動態維持のためノルアドレナリン（noradrena-

肺動脈径は大動脈径を超える（Fig. 1，2）．腹部 CT で胆line）を必要とした．著しい炎症反応とフェリチン上昇

石を認める．

を認め，高サイトカイン血症が示唆された．エンドトキ

入院後経過：入院直後に 39℃台の発熱と血圧低下を認

シン陽性からグラム陰性桿菌感染による敗血症（SOFALemierre 症候群

13Fig. 2 Contrast-enhanced chest CT shows a low-density area in the inﬁltrate andnodules, one of which has cavity formation.

スコア 15 点）を想定し，敗血症性ショック，敗血症性肺間以上にわたり 38℃以上の発熱を認めたが，その後軽快

塞栓症による多発肺化膿症，ARDS（Berlin 定義によるした（Fig. 4）．

分類では軽症），播種性血管内凝固，急性腎障害と診断し血栓性静脈炎を確認した第 5 病日から未分画ヘパリンた．また ARDS に伴う肺高血圧症が疑われた．詳細な病を開始したが，腹直筋血腫と血腫圧迫による両側水腎症，歴聴取は困難であり，感染源不明のままで治療を開始せ貧血進行を認め，第 11 病日に中止した（APTT過延長はざるを得なかった．

なかった）．その他の合併症として中枢神経の炎症が原

治療経過：MEPM 3 g/日，シプロフロキサシン（cipro-因と考えられる両側感音性難聴を認めた．ARDS によるﬂoxacin：CPFX）800 mg/日を開始した．人工呼吸器は後遺症は認めなかった．第 73 病日に退院し，社会復帰を

従 圧 式 換 気（SIMV モ ー ド ）＋PS， 吸 気 圧 16 cmH2O，果たし，第 97 病日に硬膜外膿瘍の治癒を確認して（Fig. 3PEEP 12 cmH2O，プラトー 28 cmH2O，PS 16 cmH2O，呼右下），抗菌薬を終えた．

吸回数設定 25 回，吸気時間 0.7 秒，FiO2 0.55 で開始し，肺保護戦略として permissive hypercapnia，低 1 回換気量，考察

30 cmH2O 以 下 の プ ラ ト ー 圧， 高 い PEEP に よ る open

フランスの André-Alfred Lemierre による 1936 年の報lung approach を遵守した．第 3 病日には血小板数，黄告が Lemierre 症候群の由来である1）．抗菌薬の普及によ疸，腎機能に改善を認め多臓器不全からの回復が示唆さ

り the forgotten disease と呼ばれるほど稀になったが，れたが，鎮静剤を中断しても覚醒せず，意識障害が判明

近年増加しており，100 万人あたり 0.6〜2.3 人の罹患率でした．先行する頸部痛と意識障害から頸部感染症を疑っある2）．健康な若年者に好発し，起炎菌はた．第 5 病日の MRI で頸椎硬膜外膿瘍と右後頸部の血栓が多い．先行感染は咽頭炎・扁桃炎が 7 割性静脈炎を認め，Lemierre 症候群と診断した（Fig. 3 は前後で，症状は咽頭痛，発熱の頻度が高い2）〜4）．自験例

第 19 病日と治療後の造影 MRI）．髄液検査で好中球優位では口腔・咽頭に先行感染の症状はなく，抜管後の評価の細胞増加（好中球 234/μL，リンパ球 37/μL，単球 72/でも異常はなかった．後頸部の皮膚感染もなく，感染源μL）と蛋白上昇（131 mg/dL）を認め，膿瘍から中枢神は不明であった．遠隔感染巣は肺が最も多く，その他に経に波及した炎症が意識障害，構音障害，めまいの原因

関節，骨髄，肝臓，脾臓，中枢神経などがあり2）〜 4），自験と考えた．意識が改善した第 8 病日に抜管し，第 9 病日に例で認めたビリルビン増加を伴う軽度の肝酵素上昇も高酸素投与を終えた．血液培養（抗菌薬投与前の 2 セット

頻度とされる2）4）．致死率は 5〜9％3）〜6）と報告されている．

を含む 8 セット 16 本）のほか，喀痰，尿，髄液，中心静確立された診断基準はない．Sinave の診断基準 5）は脈カテーテルで細菌検査を実施したが，塗抹は陰性で，（ⅰ）中咽頭の先行感染，（ⅱ）少なくとも 1 回の血液培培養でも起炎菌は同定されなかった．治療開始後も 2 週

養陽性，（ⅲ）内頸静脈の血栓性静脈炎，（ⅳ）1 ヶ所以

14日呼吸誌

11（1），2022

Fig. 3 Contrast-enhanced MRI shows a cervical epidural abscess (arrows) and suppurative thrombophlebitis(circles) in the posterior neck. The abscess disappeared after treatment.

Fig. 4 Clinical course. MEPM: meropenem, CPFX: ciproﬂoxacin, LZD: linezolid, VCM: vancomycin, MNZ: metronidazole,
AMPC/CVA: amoxicillin/clavulanic acid.

上の遠隔感染巣の 4 項目すべてを満たすものであるが，こされる8）．今回は画像的な硬膜外膿瘍の消失を目安としれを満たさない非典型例も多い．小林らによるわが国 43たため，Lemierre症候群としては長期間の治療になった．

例の検討では Sinaveの診断基準を満たすのは 26％であっ抗凝固療法の是非については議論がある．抗菌薬開始

た ．自験例は後頸部に血栓性静脈炎を生じた非典型例

後 48〜72 時間以内に反応しない例や，血栓傾向を有する

7）であるが，同様の症例が 1 例 報告されている．

例，血栓が進展する例，脳静脈洞血栓症に進展する例，治療は嫌気性菌に有効な抗菌薬が主体となる．わが国

巨大な静脈血栓症例で施行するという意見もあるが，確では β -ラクタマーゼ阻害薬配合ペニシリンやカルバペネ

立された基準はなく，至適な投与期間も不明である9）．わム系抗菌薬，クリンダマイシン（clindamycin：CLDM）

が国では 64％で行われ，投薬期間の中央値は 15 日であっの使用が多い6）．治療期間は 4 週間以上が推奨されている

た6）．有益な場合もあるが，自験例のような有害事象9）10）が，臨床経過や合併症により個別に検討する必要がある．には注意を要する．

6）

自験例で合併した脊椎硬膜外膿瘍の標準的な治療期間はARDS 11）12）や頸椎硬膜外膿瘍 13），難聴 14）を合併した報

4〜8 週で，さらに臨床経過や検査値，画像所見にも左右告は少ないが，重症例では合併し得る．COVID-19 流行

Lemierre 症候群

下で Lemierre症候群を適切に診断することは時として困難を伴うが，診断の遅れが重症化につながるため，臨15）

床所見から速やかに疾患を想起できることが重要である．
呼吸器内科医は，Lemierre症候群で肺に遠隔感染巣を高頻度に認めること，また重症例で ARDS を合併し得ることを認識する必要がある．
本論文の要旨は，第 242 回日本呼吸器学会関東地方会（2020年 11 月，Web 開催）で発表した．
謝辞：硬膜外膿瘍の診断と治療にご尽力をいただいた当院神経内科の渡部理恵先生に深謝申し上げます．
著者の COI（conﬂicts of interest）開示：本論文発表内容に関して申告なし．

15

症候群の 1 例．感染症誌 2014；88：695‒9．
7）小杉郁子．Lemierre Syndrome が疑われた 1 例．静脈学 2011；22：245‒9．
8）Tetsuka S, et al. Spinal epidural abscess: a review
highlighting early diagnosis and management. JMAJ 2020; 3: 29‒40.
9）Phua CK, et al. Lemierre syndrome̶should we anticoagulate? A case report and review of the literature. Int J Angiol 2013; 22: 137‒42.
10）稲田雄．Lemierre症候群に対する抗凝固療法中に大量肺出血をきたした 1 症例． 日集中医誌 2016；
23：579‒83．
11）Hein PN, et al. Acute respiratory distress syndrome
in Lemierreʼs syndrome. Case Rep Crit Care 2014;
2014: 712946.

引用文献12）Takazono T, et al. Lemierreʼs syndrome followedby acute respiratory distress syndrome successfully1）Lemierre A. On certain septicæmias due to anaerobic organisms. Lancet 1936; 227: 701‒3.

rescued by antibiotics and hemoperfusion with polymyxin B-immobilized ﬁber. Jpn J Infect Dis 2009;
62: 133‒6.

2）Syed MI, et al. Lemierre syndrome: two cases and areview. Laryngoscope 2007; 117: 1605‒10.

13）Ikemoto T, et al. Dangerous cervical radiculopathy
by Lemierreʼs syndrome. J Orthop Sci 2012; 17: 663‒3）Karkos PD, et al. Lemierreʼs syndrome: a systematic review. Laryngoscope 2009; 119: 1552‒9.

6.

4）Chirinos JA, et al. The evolution of Lemierre syn-14）Birkner L. Lemierreʼs syndrome associated withdrome: report of 2 cases and review of the literature. Medicine (Baltimore) 2002; 81: 458‒65.

mechanical ventilation and profound deafness. Case
Rep Infect Dis 2017; 2017: 4261429.

5）Sinave CP, et al. The Lemierre syndrome: suppura-15）Soares C, et al. Diagnosing Lemierreʼs syndrome astive thrombophlebitis of the internal jugular veinthe cause of multifocal pneumonia during the COVID19 pandemic. R I Med J (2013) 2021; 104: 46‒9.

secondary to oropharyngeal infection. Medicine(Baltimore) 1989; 68: 85‒94.
6）小林洋一，他．敗血症性肺塞栓症を伴った Lemierre

Abstract

Lemierre’s syndrome in a patient with acute respiratory distress syndrome
Ryota Ozawa, Hiroshi Kuraishi, Yuki Takeuchi, Manabu Yamamoto,Takeshi Masubuchi and Shigeru Koyama
Respiratory Medicine, Nagano Red Cross Hospital

A 70-year-old woman developed neck pain, fever, and dyspnea. She was referred to our hospital and diagnosed with septic shock of unknown origin, multiple lung abscesses due to septic pulmonary embolism, acute respiratory distress syndrome (ARDS), disseminated intravascular coagulation, and acute kidney injury. We performed magnetic resonance imaging on day 5 of admission, and a cervical epidural abscess and suppurative
thrombophlebitis in the posterior neck were detected. She was thus diagnosed with Lemierreʼs syndrome. After
receiving antibiotics, her condition improved, and she was discharged from our hospital on day 73 of admission.
As the lungs are the most common site of metastatic infection, pulmonologists should ensure they are familiarwith Lemierreʼs syndrome.