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日呼吸誌●症

11（2），2022

例

左胃動脈からの流入を認めた体動脈肺静脈瘻の 1 例
佐藤高橋賢弥ａ
実希ａ

後町井上杏子ａ
芳正ｂ

松下濱中真也ａ伸介ａ

要旨：症例は 52 歳女性．前医で左肺結節影を指摘されたため，当院を受診した．造影 CT で左舌区に 15 mm
大の結節と，それに流入する左胃動脈分枝，流出する肺静脈を認め，体動脈肺静脈瘻が疑われた．血管造影検査では，左胃動脈造影時に異常血管を認めたため，同血管による流入が考えられた．根治術として左舌区部分切除術を施行した．左胸腔内横隔膜側の脂肪組織内に流入血管と思われる索状物を認めた．左胃動脈を流入血管とする体動脈肺静脈瘻は稀であり，十分な知見がない．左胃動脈による体動脈肺静脈瘻の 1 例を経験したので報告する．
キーワード：体動脈肺静脈瘻，肺動静脈奇形，左胃動脈，結核性胸膜炎
Systemic arterio-pulmonary venous fistula (SAPVF),

Pulmonary arteriovenous malformation (PAVM), Left gastric artery, Tuberculous pleurisy

緒言

肺野に結節影を呈する疾患の一つとして，肺動静脈奇形（pulmonary arteriovenous malformation：PAVM）や蔓状血管腫などの血管奇形が知られている．体動脈か家族歴：特記事項なし．
喫煙歴：16〜30 歳まで，1 日 60 本．
アレルギー歴：ネックレスで皮疹，掻痒出現（金属アレルギー）．
来院時現症： 身長 157 cm， 体重 59.3 kg． 血圧 104/68

ら肺静脈へのシャントである体動脈肺静脈瘻（systemicmmHg，脈拍 68 回/分，体温 36.3℃，SpO2 100％（室内arterio-pulmonary venous ﬁstula：SAPVF）も血管奇形気）．眼瞼結膜に貧血なし，頸部リンパ節腫脹なし，心音の一つであるが， 報告数が少なく， 比較的稀である．

は純，呼吸音は清である．腹部異常所見なし，下腿浮腫

SAPVF は先天性と後天性に分類されるが，十分な知見なし，ばち指なし．

がない．左胃動脈を流入血管とする SAPVFは稀であり，入院時検査所見：血液検査では，血算，生化学，免疫後天性と思われる左胃動脈による SAPVFの 1 例を経験し学，凝固系に異常を認めなかった．腫瘍マーカー，インたので報告する．

ターフェロン γ 遊離試験は陰性であった．動脈血液ガス症

例

分析や心電図，心臓超音波検査も異常を認めなかった．
画像所見：胸部単純 X 線写真では病変を指摘できず，患者：52 歳，女性．

左横隔膜の挙上を認めた．造影 CT（Fig. 1）では左舌区主訴：胸部異常陰影．

S5 に 15 mm 大の結節影を認め，結節影は動脈相で造影効

現病歴：前医にて胸部 CT で左肺に結節影を指摘され果を伴っていた．3D-CT（Fig. 2）では，結節（Fig. 2 矢たため，精査加療目的に当院を受診した．
既往歴：30 歳頃に左結核性胸膜炎．鼻出血の反復，血痰，喀血，吐血・下血はない．

印） の流入血管として左胃動脈（Fig. 2a）， 左肺動脈（Fig. 2b），右冠動脈，流出血管として左肺静脈（Fig. 2c）による体動脈肺静脈瘻が疑われた．精査のために肺動脈造影検査（Fig. 3），冠動脈造影検査（Fig. 4），左胃動脈

連絡先：佐藤 賢弥〒 230‒8765 神奈川県横浜市鶴見区下末吉 3‒6‒1造影検査（Fig. 5）を施行した．血管造影検査では，肺動脈造影時，冠動脈造影時に結節が描出されないことから，ａ同血管の分枝はないと判断した．左胃動脈（Fig. 5a）造ｂ

影時に，nidus を形成する異常血管（Fig. 5 矢印）を左舌

済生会横浜市東部病院呼吸器内科

同 呼吸器外科（E-mail: kenya1990125@yahoo.co.jp）（Received 21 Jul 2021/Accepted 7 Dec 2021）

区に認め，さらに左上肺静脈（Fig. 5b）への造影剤の流入を認めたため，左胃動脈から左上肺静脈へのシャント左胃動脈からの体動脈肺静脈瘻の 1 例

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Fig. 1 A contrast-enhanced chest computed tomography (CT) scan showing
an enhancing nodule in the subpleural region of the left lingular segment in
the arterial phase.

bcaFig. 2 Reconstructed contrast-enhanced CT image.
The left gastric artery (a), right coronary artery, andleft pulmonary artery (b) were considered possible inﬂow vessels (arrow). The left pulmonary vein (c) was
considered the likely outﬂow vessel.

Fig. 3 A left pulmonary artery angiogram not showing
abnormal blood vessels.

考慮して左舌区肺部分切除も行った．
切除標本の肉眼所見では，臓側胸膜に付着する索状物が考えられた．

を認めた．組織所見（Fig. 6）では胸膜（Fig. 6a）は血管

臨床経過：造影 CT および血管造影所見より，左胃動の増生を伴って線維性に肥厚していた．さらに，増生血脈の流入による SAPVF と診断した．原因として血管奇管（Fig. 6b）の一部が胸膜から肺実質（Fig. 6c）へ侵入形をきたすような家族歴はなく，左結核性胸膜炎の既往する異常血管構造を認め，動静脈瘻に矛盾しない所見でから結核性胸膜炎の炎症による後天性の SAPVF が考えあった．

られた．自覚症状は呈していなかったが，心不全や喀血のリスクとなることが懸念されたため，治療が必要であ考察ると判断をした．問診で金属アレルギーの申告があった

胸部異常影を呈す疾患として，PAVMなどの肺血管奇ため，治療はカテーテルによる異常血管の塞栓術ではな形が鑑別に挙がるが，SAPVF はそのなかでも稀であく外科的切除術を施行した．左胸腔内の下部胸壁は臓側

る1）2）．わが国での報告は，1977 年の正岡ら3）の報告以降，胸膜と全面癒着していた．左胸腔内横隔膜側の脂肪組織

本例を含めて 7 例と稀である（Table 1）が，海外の報告内に左舌区に流入する索状物を認め，流入血管と判断しを含めると，150 例ほど報告されている．内胸動脈や肋た．それを結紮切離し，流出血管の処置および根治性を間動脈，鎖骨下動脈を流入血管とする報告が多く，本例

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日呼吸誌

11（2），2022baFig. 4 A right coronary artery angiogram not showing
abnormal blood vessels.

Fig. 5 A left gastric artery (a) angiogram showing abnormal blood vessels forming a nidus (arrow) withﬂow into the left superior pulmonary vein (b).のような左胃動脈を流入血管とする症例報告は，わが国では中瀬らの 1 例のみであった4）．診断契機は，胸部異常影の指摘，異常血管の破裂による喀血や左左シャントにcよる心不全症状，心雑音の聴診等が報告されている5）〜8）．
SAPVF の鑑別疾患として PAVM が挙げられるが，両疾患の相違として，PAVM は，臨床症状として低酸素，塞栓症状を呈し，30〜50％が多発であり，65％で下葉にbみられる．基礎疾患としてわが国においては 15.4％で遺伝性出血性末梢血管拡張症（hereditary hemorrhagictelangiectasia：HHT） の合併が認められる9）10）． 一方，本例のような SAPVF は，臨床症状として心不全症状や喀血，冠動脈バイパス術後の場合には狭心症状を呈し，片側発生で，左の舌区もしくは下葉に発生することが多い．原因としては先天性，もしくは胸部手術3）4）6）〜8）11）12）

後，膿胸などの炎症後に発生する後天性がある11）．現時点で，SAPVF と HHT 等の遺伝性疾患の関与を示唆する報告はない．先天性と後天性 SAPVF の臨床的な違いと

aFig. 6 A pathological specimen of the resected left lingular segment (Elastica van Gieson staining, ×4)
showing ﬁbrous thickening of the pleura (a), and anabnormal vessel (b) invading the lung parenchyma (c)from the pleura.

しては，内胸動脈を流入血管とする 80 例をまとめた報告 11）によると，先天性は全体の 15％で，性差はなく，診と，その近傍の胸膜および肺胞内の異常血管の増生を認

断契機は心雑音の聴取が多い．後天性は 85％で，男性がめたため，左結核性胸膜炎による炎症が，左胃動脈から多く，原因としては，冠動脈バイパス術などの胸部手術，肺内へ流入する異常血管を増生したと考えた．他報告 11）

高安動脈炎，結核，リンパ腫が報告されており，診断契においても結核後に出現した SAPVFは報告されており，機は無症状が多いが，冠動脈バイパス術後では狭心症状

結核は SAPVF の原因の一つと考えられる．

が最多である．

診断には，PAVMの除外が必要であるため，右心系と本例では，左結核性胸膜炎の既往があり，また術中の左心系の両方の造影検査が必要である．今回は肺動脈お胸膜癒着所見および病理組織での胸膜の線維性肥厚所見

よび冠動脈，左胃動脈の造影検査を行ったため，診断手左胃動脈からの体動脈肺静脈瘻の 1 例

Table 1125

List of systemic arterio-pulmonary venous ﬁstulas reported in Japan＊Author（year）

Age/sex

Symptoms
and signs

Primary disease

Inﬂow blood vessels

Outﬂow blood vessels

3）
Masaoka（1977）

16/M

Management

heart murmur

congenital

descending aorta

left inferior pulmonary vein

resection

Tachibana（1984）8） 6 months/F

heart failurecongenital

abdominal aorta

right pulmonary vein

resection

Nakase（1992）4）

74/M

heart failure

pleurisyleft gastric arteryleft pulmonary vein

embolization
follow up

12）
Komaki（2008）

55/M

radiographic
abnormality

congenitalleft subclavian arteryleft pulmonary veinfollow up

Nakajima（2011）6）

59/F

hemoptysis

aortic aneurysm
empyemaleft subclavian arteryleft inferior phrenic left inferior pulmonary veinarteryresection

Tatsuta（2015）7）

36/M

radiographic
abnormality

pneumothorax

left subclavian arteryleft pulmonary vein > left
pulmonary artery

resection

Our case（2022）

52/F

radiographic
abnormality

pleurisyleft gastric arteryleft pulmonary vein

resection＊: References. M: male, F: female.

技は PAVM よりも煩雑であった．
治療には肺切除術，流入血管の結紮術，カテーテルによる塞栓術がある．わが国で報告された 7 例の治療法としては，肺切除や血管の結紮などの外科的介入が 5 例，塞栓術が 1 例，経過観察が 1 例であった（Table 1）．近年にthorax: a case report. Surg Case Rep 2018; 4: 1.
3）正岡 昭，他．体動脈肺静脈瘻．日胸臨 1977；36：855‒61．
4）中瀬恵美子，他．二次性の体動脈肺静脈瘻を認め塞栓療法を試みた 1 例．内科 1992；70：731‒3．
5）Kosutic J, et al. Upper lung lobe systemic artery-

おいては塞栓術による治療の報告 1）が徐々に増えている

pulmonary vein ﬁstula with signs and symptoms ofが，本例においては金属アレルギーの申告からコイルのcongestive heart failure: successful treatment with

留置を必要とする塞栓術ではなく，結紮および肺部分切除を選択した．本疾患に対する確立された治療はまだな
く，塞栓術後に再発した例 4）もあり，治療後の長期予後，未治療の場合の長期自然経過については報告がない．治
療法を決定する際は，治療適応，アレルギー歴など個々の症例に応じて判断する必要があると思われる．同疾患は報告数が少ないため，今後の知見の集積が求められる．
謝辞：病理組織診断につきご協力をいただいた，当院病理科

石井壽晴先生，木村徳宏先生に深謝します．
著者の COI（conﬂicts of interest）開示：本論文発表内容に関して申告なし．

引用文献
1）Jariwala P, et al. Congenital anomalous/aberrant
systemic artery to pulmonary venous ﬁstula: closure with vascular plugs & coil embolization. IndianHeart J 2014; 66: 95‒103.
2）Simmyo T, et al. Secondary systemic artery to pulmonary artery and pulmonary vein ﬁstulas following the video-assisted thoracic surgery for pneumo-coil embolization. J Vasc Interv Radiol 2007; 18:299‒302.
6）中島智博，他．左下葉切除にて救命された体動脈左下葉静脈瘻による重症喀血症例―大動脈瘤手術後膿
胸合併の既往との関連について．日呼外会誌 2011；25：497‒501．
7）龍田実代子，他．左肺舌区の結節影にて発見された
左鎖骨下動脈肺動脈，肺静脈瘻の 1 例．日呼吸会誌
2015；4：417‒21．
8）橘秀夫，他．高度の肺高血圧症を呈した分画肺を伴わない異常体動脈肺静脈瘻の 1 乳児治験例．日小外会誌 1984；20：1005‒12．
9）塩谷隆信，他．オスラー病と肺動静脈瘻．呼吸と循環 2015；63：81‒7．
10）Hsu CC, et al. Embolisation for pulmonary arteriovenous malformation. Cochrane Database Syst Rev
2018; 1: CD008017.
11）Abdul Jabbar A, et al. Internal mammary artery-topulmonary vasculature ﬁstula: systematic review ofcase reports. Vasc Med 2017; 22: 426‒31.
12）小牧千人．検診を契機に発見された体動脈肺静脈瘻の 1 例．日呼吸会誌 2008；46：764‒7．

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Abstract

A systemic arterio-pulmonary venous fistula with inflow
from the left gastric artery: a case report
Kenya Sato a, Kyoko Gocho a, Shinya Matsushita a, Miki Takahashi a,
Yoshimasa Inoue b and Nobuyuki Hamanaka aa

Department of Thoracic Medicine, Saiseikai Yokohamashi tobu HospitalDepartment of Thoracic Surgery, Saiseikai Yokohamashi tobu Hospitalb

We report the case of a 52-year-old woman who was referred to our department due to the detection of anodule in the lingular division of the left lung on chest computed tomography (CT). A systemic arterio-pulmonary venous ﬁstula with the branch of the left gastric artery as an inﬂow vessel and pulmonary venous outﬂow
was suspected on contrast-enhanced CT. Angiography was performed, which indicated inﬂow from the left gastric artery. Partial resection of the lingular division of the left lung was performed. Perioperative ﬁndings included cord-like structures that appeared to be inﬂowing blood vessels in the adipose tissue on the diaphragm side ofthe left thoracic cavity. Herein, we report a case of systemic arterio-pulmonary venous ﬁstula arising from theleft gastric artery, which is a rare condition with unclear pathophysiology and prognosis.