日小整会誌（J Jpn Ped Orthop Ass）23（2）：395 397, 2014.

第 2 趾多趾症の治療経験
谷庸成1）・堀井恵美子2）・服部北小路隆彦3）・岩田浩志3）・北村神義3）
暁子3）1）東栄町国民健康保険東栄病院整形外科
2）名古屋第一赤十字病院整形外科
3）あいち小児保健医療総合センター整形外科

要旨

多趾症の多くは軸後性で，第 2 趾多趾症は軸前性と同様に頻度が少なく，第 2 趾多趾症の臨床像をまとめた報告はほとんどない．我々が経験し，手術した第 2 趾多趾症 15 例 15 足について，臨床像を検討した．性別は男児 9 例，女児 6 例，罹患側は左 6 例，右 9 例で全例片側罹患であった．四肢合併症および家族歴は全例で認められなかった．多趾は中節骨以遠で V 字形に分岐したタイプが 13 例と，典型像を示した．手術時平均年齢は 3 歳 4 か月で，全例腓骨側を切除し，軟部組織の形成を行い，脛骨側を中央化した．術後平均観察期間は 2 年 2 か月で，長期経過観察例の中には，爪の外観上の異常が改善された症例もあり，再手術を必要とした症例はなかった．歩行や靴の着脱などでの障害の訴えも見られなかった．さらなる症例の蓄積が必要ではあるが，第 2 趾多趾症は他の多趾症および手指の中央列多指症とも異なる，特異的な発生形態の疾患と考えられた．

序

文

多趾症は出生１万人当たり 5〜6 人程度と比較た．診療記録および単純 X 線像から，性別，罹患側，手術時年齢，合併症，家族歴，切除側，術後成績を調査した．

的発生頻度の高い先天異常であるが，中央列多趾結症は多趾症のうち 6〜8%と報告されておりまれ果である2）3）5）．中央列の中では第 2 趾に発生するこ性別は男児 9 例，女児 6 例と男児で多かった．とが多いとされているが，渉猟し得た限りでは第患側は左 6 例，右 9 例と右に多く，全例片側罹患2 趾多趾症として症例をまとめた報告はなく，そで両側例はなかった．四肢合併症および家族歴はの特徴は明らかにされていない．我々が経験した全例で認められなかった．手術時年齢は 3 か月か

第 2 趾多趾症において，特徴的な臨床像を認めたら 12 歳 4 か月の平均 3 歳 4 か月であった．多くため報告する．

は 1 歳前後で手術したが，初診時年齢がすでに高対象・方法

対象は当科関連施設において第 2 趾多趾症と登かった 3 例と，両親が全身麻酔に同意されず，局所麻酔が可能となる年齢まで待機した 1 例が含まれている．

録され，手術を行った 15 例 15 足である．裂手裂

多趾は中節骨以遠で V 字形に分岐したタイプ

足症および四肢多指症に合併する症例は除外し（図 1）が 13 例と，典型的な臨床像を示した．ほKey words：polydactyly（多趾症），congenital anomaly（先天異常），treatment（治療），foot（足），second toe（第 2 趾）
連絡先：〒 449-0216 愛知県北設楽郡東栄町大字三輪字上栗 5 東栄町国民健康保険東栄病院 神谷庸成
電話（0536）79-3311
受付日：2014 年 4 月 1 日
日本小児整形外科学会雑誌 Vol. 23, No. 2, 2014

第 2 趾多趾症の治療経験

図 1．長期観察症例
a b c
a：初診時肉眼所見
b：初診時 X 線像 第 2 趾は末節骨高位で V 字形に分岐している典型像を呈していた．重複趾の爪は第 3 趾から第 5 趾と比較し低形成であった．
c：術後 5 年時肉眼所見 偏心性ではあるが，他趾との爪の大きさの差は成長に伴い改善してきている．

かに，腓骨側に非常に小さな重複趾が存在した例

性では 22%と高率であったが1），第 2 趾多趾症でと，第 2〜3 合 趾 を 形 成していた症例が各 1 例

は，軸後性と同様，初回に適切な手術を行えば術あった．全例腓骨側を切除し，軟部組織の形成を後合併症や再手術例はなかった．

行い，脛骨側を中央化した．

中央列多趾症として 10 例以上をまとめた報告

術後平均観察期間は 2 年 2 か月で，長期経過観は 非 常 に 少 な い が， そ れ ら の 比 較 を 表 1 に 示

察し得た症例の中には，爪の外観上の異常が改善

す3）6）7）．我々は，裂手裂足症・四肢多指症を除外された症例もあったが，再手術を必要とした症例したが，これらの報告では除外していないため，はなかった．歩行や靴の着脱などでの障害を訴え対象は若干異なっている．報告された中央列多趾ることはなかった．

症の多くは第 2 趾多趾症であった．Watanabe ら
考察の報告および今野らの報告では，ともに 90%以上が片側罹患であったものの，少数の両側例を認「多趾症」としての臨床報告は散見されるが，第めていた．詳細の記載はなかったものの，四肢多2 趾多趾症の臨床像についてまとめた報告は渉猟

指症の症例を含んでいることが，我々との差を生し得た限りなかった．発生頻度に関して見ると，じた原因と考えられた．そのような背景を踏まえ軸後性が最も多く，第 2 趾多趾症を含む中央列多た上でも，家族歴はいずれの報告でも少なかっ趾症は，軸前性と同様に頻度が低い．我々の関連た．合併症の存在した割合は 20%程度と報告さ施設においても，1990 年以来の 23 年間で，第 2れており，前述した軸前性より少ないものの，趾多趾症は 15 例しかなかった．家族歴，合併症我々の症例群より多かった．さらに，Watanabeに 関 し て 見 る と， 軸 前 性 で は 家 族 歴 を 13.6〜

らの報告では，対側の軸前または軸後性多趾を合28.6%，四肢合併症を 26.9〜71.4%と，他の多趾症併症としては含めておらず，実際にはさらに多と比較し高率に認めることが報告されていかったと考えられる．この原因として，対象が異

3）
4）
7）

．我々の経験でも，軸前性では家族歴がなることも一因ではあると思われるが，詳細の記

32.5%，四肢合併症が 52.5%と高率であるのと比載が乏しく，それ以上の検討は困難であった．分

較して，第 2 趾多趾症では，軸後性と同様にいず

岐高位については，Phelps らの報告を除けば，る

1）「多趾症」では一般的には手れもまれであった ．
術的再建が行われるが，再手術率を見ると，軸前日本小児整形外科学会雑誌 Vol. 23, No. 2, 2014

遠位が多いと言える．
手指の多指症と形態異常に関して比較してみる

第 2 趾多趾症の治療経験

表 1．中央列多趾症についての報告

疾患と考えられた．

報告者
Watanabe et al5）
今野ほか 2）
Phelps et al4）
症例数（第 2 趾）
15 例
（14 例）
26 例（24 例）
12 例（−）
全多趾症中の割合
6%
8%
6%
性別
−
男 15 例，女 11 例−
患側
片側 14 例
右 17 例，左 7 例−
両側 1 例両側 2 例
家族歴なし
2 例（7.6%）−
合併症
3 例（20%）6例（23%）−
分岐高位 末節骨
38%
30%
25%
中節骨
31%
35%
0%
基節骨
13%
20%0%
中足骨
6%
15%
75%

−：記載なしと，日本手外科学会分類で，母指多指症の 2 型は末節骨高位での分岐型で，我々の経験した典型的な第 2 趾多趾症と類似していた．しかし，手指においても中央列多指症は，合指症に合併する症例が大多数で，独立した多指症としての報告は見られなかった．
以上より，第 2 趾多趾症は遠位で V 字形の特徴的な分岐を呈し，軸後性と異なり頻度がまれで，軸前性と異なり家族歴や合併異常はまれで，多くの症例が片側罹患であるという，他の多趾症と異なる特徴を持っていると言える．また，その臨床像は手指の中央列多指症とも異なっていた．
症例数が少ないので，さらなる症例の蓄積が必要ではあるが，第 2 趾多趾症は特異的な発生形態の結論

中央列多趾の中に，第 2 趾多趾症として，他の多趾症と異なる臨床像を呈する症例群を報告した．家族歴はなく，合併異常を伴わず，片側罹患であり，遠位で V 字形の分岐形態を示した．
文献1）神谷庸成，堀井恵美子，鬼頭浩史ほか：軸前性多趾症の臨床像について．日小整会誌 21：45‑48, 2012．
2）鴨原 康，今野宗昭：足先天異常の疫学的検討．
日小整会誌 9：93‑96, 2000．
3）今野みどり，平瀬雄一：足多趾症の臨床像および小趾列多趾症の術後成績と手術方法の検討．
日形会誌 17：211‑225, 1997．
4）Masada K, Tsuyuguchi Y, Kawabata H et al：
Treatment of preaxial polydactyly of the foot.
Plast Reconstr Surg 79：251‑258, 1987．
5）岡 一郎，秋山正博，上野治彦ほか：多趾症の臨床像の検討．形成外科 24：303‒313, 1981．
6）Phelps DA, Grogan DP：Polydactyly of the foot.
J Pediatr Orthop 5：446‑451, 1985．
7）Watanabe H, Fujita S, Oka I：Polydactyly ofthe foot：An analysis of 265 cases and amorphological classiﬁcation. Plast Reconstr Surg
89：856‑877, 1992．

Polydactyly of the Second Toe
Yasunari Kamiya, M. D., et al.
Department of Orthopaedic Surgery, Toei HospitalPolydactyly in the second toe is a rare condition with few reports on the clinical presentation.
Here we report the clinical presentation in 15 unilateral cases（left side in 6 cases, and right side inthe other 9 cases）
involving 9 boys and 6 girls. There was no complication in the extreemities, andno familial history, in all cases. In 13 cases, duplication presented a V-shape at the level of thedistal or middle phalanx. Their mean age at operation was 3 years 4 months. Surgery involved
resecting the ﬁbular-side duplication, and making the tibial side central, in all cases. The meanfollow-up duration was 2 years 2 months. The preoperative hypoplastic nail of the duplicated toe
was improved postoperatively in the long term. At most recent follow-up, there was no complaint
for gait or shoes. Although further cases should be accumulated for review, the present ﬁndings
show that the clinical presentation of polydactyly in the second toe was different from otherpolydactyly in the foot and diﬀerent from central polydactyly in the hand.
日本小児整形外科学会雑誌 Vol. 23, No. 2, 2014