日小整会誌（J Jpn Ped Orthop Ass）25（1）：40–44, 2016.

小児骨関節結核の 2 例
福山医療センター

宮要旨

本正・松下具敬

比較的まれな小児の骨関節結核を経験したので報告する．症例 1：2 歳 3 か月の男児．

誘因なく，左下肢の跛行が出現し，精査のため受診．下肢単純レントゲンで左踵骨に骨融解を認めた．左踵骨生検にて組織より PCR 法で結核菌を検出し，骨結核と診断した．その後，骨シンチにて全身に集積の亢進を認めた．クウォンティフェロンは陰性であったため多発性 BCG 骨髄炎と診断．術後は INH，RFP，PZA を内服し感染は沈静化した．症例 2：2 歳 6 か月の男児．歩容異常と脚長差を主訴に紹介された．左膝関節 CT で左脛骨の骨端と骨幹端に成長板を超えておよぶ骨溶解性病変を認めた．切開生検にて組織から PCR 法にて結核菌を検出，クウォンティフェロン検査は陰性であり，BCG 骨髄炎と考えられた．2 回にわたり病巣掻爬術を施行し，抗結核薬にて感染は沈静化した．BCG 骨炎の治療は病巣掻爬と多剤化学療法で良好な結果が得られている．早期の診断が重要であると考えられた．

はじめに
今回我々は比較的まれな小児の骨関節結核の 2例を経験したので，若干の文献的考察を加えて報告する．
症例 1
2 歳 3 か月の男児．主訴は左下肢の跛行．特に

図 1．踵骨単純 X 線像．左踵骨に骨融解像を認めた．

誘因なく 10 日前から突然左下肢を引きずって歩くようになり近医より精査目的で紹介された．既炎症反応の上昇を認めたが，クウォンティフェロ

往歴は初診時には特記すべき事項は聴取できなンは陰性で結核抗原も陰性であった．

かった．また，生後 5 か月で BCG 接種を受けてCT 矢状断では左踵骨に溶骨性変化がみられ，おり，結核患者との接触はなかった．下肢単純 X

骨皮質も断裂．冠状断では左脛骨骨幹内に骨透瞭線像にて左踵骨に骨融解を認めたため入院した像を認めた（図 2a，b）．左下腿 MRI では踵骨か（図 1）．

ら脛骨骨幹部にかけ T1 強調像で低信号，脂肪抑入院時，体温 37.8℃．左下肢の跛行を認めるが制像で高信号な不均一な信号変化を認めた（図 3）．

同部に明らかな発赤腫脹は認めなかった．また，原発性骨腫瘍や化膿性骨髄炎を疑い，入院 3 日

ツベルクリン反応は中等度陽性であった．血液検

目に左踵骨切開生検を行った．踵骨外壁はメスに査所見では CRP 20.16 mg/dl 白血球 15300/μl とて容易に切開でき，内部は柔らかい淡黄色の膿

Key words：tuberculous osteomyeritis（骨結核），infant（幼児），BCG osteomyeritis（BCG 骨髄炎）
連絡先：〒 720-8520 広島県福山市沖野上町 4-14-17 福山医療センター（勤務先） 宮本 正 電話（084）922-0001
受付日：2016 年 1 月 18 日

40 日本小児整形外科学会雑誌 Vol. 25, No. 1, 2016

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a b
図 2．CT．a：踵骨矢状断．踵骨内に溶骨性変化を認めた．b：脛骨冠状断．脛骨骨幹内に骨透瞭像を認めた．

様，粕様の肉芽組織が充満していた．内部を可及的に掻爬，洗浄し組織の一部を病理，培養に提出した．病理組織像は高度なリンパ球，好中球，組織球の浸潤がみられ，微小膿瘍を取り囲む肉芽腫形成が認められたが，明らかな結核像は観察されなかった．
組織培養検査はすべて陰性であったが，PCR法により結核菌を検出．これにより骨結核と診断した．その後の検査では菌株の同定はできなかった．その後骨結核の精査のため骨シンチを施行．
前頭骨左側，右肩甲骨，両橈骨尺骨，右仙腸関節部，左踵骨など全身に集積の亢進を認めた（図 4）．
患者は結核患者との接触がなく，結核感染で上昇するはずのクウォンティフェロンが陰性であったため，BCG 接種による多発性骨髄炎と考えられた．
多発性骨結核と診断後，直ちにイソニアジド
図 3．MRI．脂肪抑制像．踵骨から脛骨骨幹内に不均一な信号変化を認めた．

（INH），リファンピシン（RFP），ピラジナミド（PZA）の 3 剤併用投与を開始した．投与開始後
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図 4．骨シンチ．全身各所に集積の亢進を認めた．

図 6．脛骨単純 X 線像．膝関節を中心に骨透亮像を認めた．

で経過観察中である．
症例 2
2 歳 6 か月の男児．1 か月前から左下肢を引きずって歩くようになり近医を受診．単純 X 線像
にて左膝に骨透亮像を認められ精査目的で紹介となった．既往歴に特記事項なく，結核患者との接触もなかった．生後 4 か月時に BCG 接種を施行されていた．
体温は 38°，左膝には明らかな発赤腫脹はなかったが，圧痛を認めた．ツベルクリン反応は強陽性であった．左膝単純レントゲンにて骨幹端と骨端核に嚢胞性の骨透亮像を認めた（図 6）．
図 5．最終診察時単純 X 線像．踵骨の骨形成を認める．

炎症反応は軽快し，感染は鎮静化した．

CT では脛骨の骨端と骨幹端に成長軟骨板を越えて及ぶ骨溶解性病変を認めた（図 7）．
造影 MRI でも左脛骨成長軟骨板を介して骨幹抗結核薬投与開始後 3 か月の現在，跛行は消失端に及ぶ病変が認められ，一部は内側骨皮質を越し単純 X 線像でも踵骨の骨形成を認め（図 5），歩えて内側の軟部にも突出しており，炎症性変化が行や運動に支障はない．症状の再燃がないか外来疑われた（図 8）．

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小児骨関節結核の 2 例図 7．脛骨 CT．脛骨の骨端と骨幹端に成長板を越えて及ぶ骨溶解性病変を認めた．

図 8．脛骨造影 MRI．左脛骨成長板を介して骨幹端に及ぶ病変がみとめられ，一部は内側骨皮質を越えて内側の軟部にも突出していた．

血液検査所見では CRP 1.25 mg/dl と軽度上昇を認めたがクウォンティフェロンは陰性であった．切開生検を施行したところ，塗抹にてガフ考察

キー1 号，PCR 法，抗酸菌検査にて結核菌を検出

厚生労働省によると BCG ワクチン接種によるし骨結核と診断．切開排膿骨掻把術を施行した．

副反応は 2011 年度，約 100 万回接種されたうちその後の検査で左膝以外の結核病巣はなく，ク

全 94 件 で あ り， そ の う ち 骨 炎 は 7 件， 全 身 性ウォンティフェロンも陰性であったため，単発性BCG 感染症は 1 例であったと報告されている．の BCG 骨髄炎と考えられた．また，後日遺伝子

また，小山らによると日本における BCG 骨髄炎検査により BCG 株が検出された．診断後直ちに発症のリスクは接種 10 万件に対して約 0.2 件とINH RFP PZA EB の投与を行い炎症反応は沈静推測されており3），極めてまれである．

化した．

BCG 骨炎の診断は，確定するためには菌株のしかし，術後 2 か月の造影 MRI で一部膿瘍の同定が必要であるが，症例 1 では同定できず，症残存と腐骨の存在が疑われ，再度掻把術を行っ

例 2 では同定可能であった．症例 1 では PCR 法

た．腐骨を掻把し持続洗浄チューブを留置，両下にて結核が陽性であるにもかかわらずクウォン

肢シーネ固定とした．

ティフェロンが陰性であったことから，BCG 骨術後 4 か月の現在，骨形成は良好であり骨端線炎と診断した．BCG 接種から骨炎発生までの期の閉鎖もない（図 9）．跛行は消失しており，今後間について，保科らは平均 11 か月（5〜46 か月）

感染の再発や成長障害に対して厳重に経過観察をと報告しており2），BCG 接種後，数年経過してい行っていく予定である．ても BCG 骨髄炎の発生に留意していなければな
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脹，痛みなどの所見は軽度で診断は困難であった．
BCG 骨炎の治療は抗結核薬に良く反応し予後は良好である．病巣掻爬と 12〜18ヵ月の多剤化
学 療 法 で 良 好 な 結 果 が 得 ら れ て い る1）3）． ま た
BCG 骨髄炎の掻把により骨端線が広範囲に障害を受けた例でも成長障害がなかったとの報告もあり 4），早期の診断が重要で，そのために早期の抗酸菌培養と遺伝子検査の実施が重要であると考えられた．
結論・小児の骨関節結核を経験した．
・病巣掻爬と抗結核薬投与により良好な結果を得た．
・BCG 接種後の骨髄炎が考えられた．
・好酸菌培養や遺伝子検査等による早期の診断が重要と思われた．

図 9．最終診察時単純 X 線像．骨形成は良好であり骨端線の閉鎖はない．

らないと考えた．本症例は BCG 接種後 2 年経過し発症していた．また，BCG 骨炎はほとんどが単発例であり，2 例の多発例はいずれも免疫遺伝子異常のある患者であったと報告している1）．多発例では免疫遺伝子異常の存在を念頭に置いて診断することが重要と思われた．その後の検査の結果，症例 1 の男児は本人，父親，父方祖母から同一の免疫遺伝子異常が発見された．
諸家の報告によると，小児の BCG 骨髄炎は四肢の長幹骨骨幹端に好発し単発に限局性の骨破壊を呈することが多いが，CRP 値などの炎症反応が乏しく骨膜反応も弱い．発赤，腫脹，疼痛などの所見が乏しく診断が困難であるとされている1）5）6）．本症例でも跛行はみられたが，発赤，腫44 日本小児整形外科学会雑誌 Vol. 25, No. 1, 2016

文献1）Bergdahl S, Fellander M, Robertson B：BCG
osteomyelitis, experience in the Stockholm
region over the year 1961-1974. J Bone Joint
Surg 58-B：212-216, 1976.
2）保科隆之, 高田英俊, 佐々木由佳ほか：BCG 骨髄炎 27 例 の 検 討 . 小 児 感 染 免 疫 23-3：227-232,2011.
3）小山 明, 戸井田一郎, 中田志津子：BCG 接種後の骨炎. 結核 84-3：125-132, 2009.
4）Kozo O, Hideji K, Toshihiko Y et al：Long-term
follow up of tuberculosis of the proximal part ofthe tibia involving the growth plate. A casereport. J Bone Joint Surg 89-A：399-403, 2007.
5）上島篤史, 遠藤宏治, 岡野 徹ほか：乳幼児に発症した骨関節結核の 2 例. 中四整会誌 22：167171, 2010.
6）山下倫徳, 木寺健一, 井上博文ほか：ウシ型結核菌（BCG）による骨結核の 1 例. 整外と災外 51：653-658, 2002.