日小整会誌（J Jpn Ped Orthop Ass）23（1）：127 131, 2014.

歩行開始時より跛行を呈した股関節ヘモジデリン沈着性滑膜炎の症例
自治医科大学岩要

城旨真樹子・渡邉とちぎ子ども医療センター

小児整形外科

英佳明・萩原代・吉川一郎

原因不明のヘモジデリン沈着性股関節炎を経験した．4 歳男児で，1 歳から跛行があり，4 歳まで続くために来院した．初診時跛行と左股関節外旋可動域制限があった．血液検査は正常であったが，単純 X 線で左大腿骨骨頭に骨透亮像がみられた．単純 MRI では関節液はなく，骨頭にT1 low，T2 iso の所見があるため，ペルテス修復期の診断となり，免荷と可動域訓練を行って経過を診た．しかし，痛みと可動域制限は改善せず，骨頭と臼蓋に単純 X 線で骨透亮像の増加と造影
MRI で T1 low，T2 low の所見とその周囲が造影される所見があり，ヘモジデリン沈着性関節炎の診断で，股関節切開術を行った．骨頭周囲にヘモジデリンが沈着し，滑膜も増生していたが，リンパ球の浸潤像や泡沫細胞はなかった．術後はギプス固定後長下肢免荷装具とした．術後 5 年経過の
現在，ヘモジデリン沈着性股関節炎の原因はわからなかったが，跛行は改善し，単純 X 線で大腿骨骨頭はほぼ球形になった．

位し，荷重部に骨透亮像がみられた（図 1）．単純

はじめに

MRI では，関節液の貯留はなく，骨頭荷重部に早期発症のペルテス病を疑い，免荷と関節可動T1 で low，T2 で low の中に一部 iso の所見が域訓練を行っても症状が改善せず，単純 X 線であった（図 2）．症状の経過が長いこと，関節液の大腿骨骨頭と臼蓋の骨透亮像が悪化した原因不明

貯留がないことから，ペルテス修復期の診断となのヘモジデリン沈着性股関節炎を経験した．

り，免荷と関節可動域訓練を行って経過を診た．

症

しかし，その後痛みと可動域制限は改善せず，単例

純 X 線と単純 CT で骨頭と臼蓋に骨透亮像の増

4 歳男児で，主訴は左股関節痛である．既往歴加がみられた（図 3，4）
．そのために再度 MRI をに外傷や出血素因はない．歩行は 1 歳から可能で行ったところ，STIR で T1 low，T2 low の所見が，あったが跛行があり，4 歳になっても跛行が続く

骨頭内前上方から臼蓋の荷重部にまで拡大しておために来院した．初診時身体所見では，跛行と左り，造影でその中の一部と周囲が造影されること

股 関 節 外 旋 可 動 域 制 限 が あ っ た． 血 液 検 査 はから，ヘモジデリンが関節内に沈着している所見

4WBC 6600/μℓ，Plt 37.0 × 10 /μℓ，CRP＜0.06であった（図 5）．このことから，ヘモジデリン沈mg/μℓ，PT‑INR 1.03,APTT 34.8 秒と正常で着性関節炎の診断となり，血腫による軟骨の変性あった．また，他院小児科を受診し，第Ⅷ，Ⅸ因を防ぐ目的1）5）と滑膜の生検目的で，可及的早期

子と抗 CCP 抗体やその他リウマチ抗体も正常でに股関節切開術を行った．術中所見では，骨頭周あった．単純 X 線では，左大腿骨骨頭は外側偏囲にヘモジデリンが沈着し，滑膜も増生していKey words：hemosiderin coxitis（ヘモジデリン沈着性滑膜炎），child（小児），claudication（跛行）連絡先：〒 329-0498 栃木県下野市薬師寺 3311-1 自治医科大学 とちぎ子ども医療センター 小児整形外科
岩城真樹子 電話（0285）58-7374
受付日：2014 年 3 月 8 日
日本小児整形外科学会雑誌 Vol. 23, No. 1, 2014

歩行開始時より跛行を呈した股関節ヘモジデリン沈着性滑膜炎の症例

図 1．初診時単純 X 線（左：正面像，右：最大外転外旋位像）
左大腿骨骨頭は外側偏位し，荷重部に骨透亮像がみられた．

図 2．初診時単純 MRI
関節液の貯留はなく，骨頭荷重部に T1 で low，T2 で low の中に一部 iso の所見があった．

図 3．4 か月後単純 X 線（左：正面像，右：最大外転外旋位像）
骨頭と臼蓋に骨透亮像の増加がみられた．

た．また，すでに骨頭荷重部の軟骨の色は悪く，病変には手を加えず，滑膜とヘモジデリンは見え変性しているものと考えられた（図 6）．軟骨を傷る範囲で可能な限り切除した．滑膜を病理検査につけるとさらに変性が進行すると考え，骨頭内の提出したが，リンパ球の浸潤像や泡沫細胞はな

日本小児整形外科学会雑誌 Vol. 23, No. 1, 2014

歩行開始時より跛行を呈した股関節ヘモジデリン沈着性滑膜炎の症例

図 4．4 か月後単純 CT
CT でも骨頭と臼蓋に骨透亮像の増加がみられた．

図 6．術中所見
骨頭周囲にヘモジデリンが沈着し，滑膜も増生していた．また，すでに骨頭荷重部の軟骨の色は悪く，変性しているものと考えられた．さらに骨頭荷重部に骨折があった．

図 5．4 か月後 MRISTIR で T1 low，T2 low の所見が，骨頭内前上方から臼蓋の荷重部にまで拡大しており，造影でその中の一部と周囲が造影されることから，関節内にヘモジデリンが沈着している所見であった．

かった．術後は脱臼を防ぐ目的で股関節ギプスを癬性関節炎，ヘモクロマトーシス，壊血病，滑膜6 週間固定後，長下肢装具を使用し免荷とした．

性血管腫，サラセミア，色素性絨毛結節性滑膜炎

術後 5 年経過している現在では，跛行と関節可動などがあげられる2〜5）が，今回の症例では外傷の域制限も改善し，単純 X 線では骨頭や臼蓋の骨既往，凝固系のなどの血液検査，皮膚異常もなく，透亮像も消失して，骨頭はほぼ球形になったが，病理診断からも関節リウマチ，滑膜性血管腫，色軟骨の変性の為か関節裂隙はやや狭くなった（図

素性絨毛結節性滑膜炎の確定診断には至らず，原7）．

因不明のヘモジデリン沈着性股関節炎の症例で考察あった．ヘモジデリン沈着性股関節炎は，放置しておくと関節裂隙が狭くなり，変形性関節症に至ヘモジデリン沈着性関節炎の鑑別診断として抗る可能性もあったため1）5），可及的早期に血腫除凝固剤の使用，外傷，血友病，関節リウマチ，乾去術を行った．そして，術後装具療法による免荷
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歩行開始時より跛行を呈した股関節ヘモジデリン沈着性滑膜炎の症例

図 7．術後 1 年と 5 年単純 X 線（左：正面像，右：最大外転外旋位像）
経過とともに骨頭や臼蓋の骨透亮像も消失して，骨頭はほぼ球形になったが，軟骨変性のためか関節裂隙はやや狭くなった．

も行い，関節裂隙はやや狭くなったが，大腿骨頭はほぼ球形に治癒することができた．ペルテス病を疑って免荷をしても，痛みや関節可動域制限が改善せず，単純 X 線で骨透亮像が骨頭から臼蓋まで増加する時には，関節内血腫も疑い，早期に造影 MRI を行うことが重要であると考えられた．
そして，関節内血腫がある時は，軟骨変性が進行する前に，早期に手術で血腫を除去することが，良い結果を得るために重要であると考えられた．
文献1）Abrahams TG, Pavlov H, Bansal M et al:Consentric joint space narrowing of the hip

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associated with hemosideric synovitis including
pigmented villonodular synovitis. Skeletal Radiol
17：37‑45, 1988.
2）Finsterbush A, Ferber I, Mogle P: Lower limb
pain in thalassemia. J Rheumatol 12：529‑532,1985.
3）OʼConnell JX: Pathology of the synovium. Am J
Clin Pathol 114：773‑784, 2000.
4）王寺亨弘：小児の膝関節内腫瘍．関節外科 26：74‑81, 2007.
5）Yalcin N, Beltaser B, Cicekli O et al: An unusual
cause of recurrent joint eﬀusions: nonhemophilic
hemosiderotic synovitis of the knee. Acta
Orthop Traumatol Turc 44：162‑165, 2010.

Hemosiderin Coxitis with Claudication at Gait Initiation
Makiko Iwaki, M. D., et al.
Department of Pediatric Orthopedic Surgery, Jichi Medical Childrenʼs Center
We report a case of hemosiderin coxitis of unknown cause in a 4-year-old boy. The patient wasreferred to our hospital with a three-year history of claudication. On examination, there wasclaudication and a limited range of motion in the left hip joint in external rotation. The blood
chemistry was within normal ranges. Plain radiographs showed translucency around the left
femoral head. Plain MRI showed synovial ﬂuid was absent, and a low intensity on T1-weighted andiso intensity on T2-weighted images of the left femoral head. Based on these ﬁndings, the initialdiagnosis was the healed phase after Perthes disease. Treatment included load relieving andrange of motion training. However over time, pain increased, the range of motion was not
improved, and plain radiographs showed increased translucency of the femoral head andacetabulum, with T1- and T2-weighted contrast MRI showing low intensities and enhancement ofthe surrounding region. The diagnosis was then changed to hemosiderotic arthritis, and coxotomy
was performed. Hemosiderin was found deposited around the femoral head, and overgrowth of thesynovial membrane was noted, but no infiltrating lymphocyte or foamy cells were present.
Postoperatively a cast was applied, and a load-relieving knee‑ankle‑foot orthosis was used. At 5years postoperatively, claudication was improved, and plain radiographs showedthe femoral head
was almost globular. However, the cause for the hemosiderotic coxitis could not be identiﬁed.

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