信州医誌，69⑷：203～207，2021

閉鎖孔に発生した孤在性線維性腫瘍の１例
角 田 真 悠1）＊ 宮 﨑 純 子1）

佐々木茂2）

1） 長野赤十字病院放射線科診断科
2） 長野赤十字病院放射線科治療科

A Case of Solitary Fibrous Tumor in the Obturator Foramen
Mayu Tsunoda1）, Junko Miyazaki1） and Shigeru Sasaki2）
1） Department of Diagnostic Radiology, Nagano Red Cross Hospital2） Department of Radiation Oncology, Nagano Red Cross Hospital
Solitary fibrous tumor (SFT) is a relatively rare tumor commonly localized in the pleura but can occur in
any location of the body. However, SFT in the pelvis is very rare. We report a case with SFT in the obturator
foramen. The patient was a woman in her 70s with the tumor in the left obturator foramen, found on CT images
incidentally. Non-contrast CT images showed the tumor was well-delineated and of soft tissue density in theearly phase of dynamic contrast-enhanced CT, marked tumor enhancement was seen. The delayed phase of
dynamic contrast-enhanced CT showed persistent enhancement. T2-weighted images showed a high intensity
tumor with a flow void within the tumor. Surgical resection was performed, and the tumor was diagnosed as
SFT pathologically. To our knowledge, this is the first case of SFT located in the obturator foramen. Shinshu
Med J 69 : 203―207, 2021
(Received for publication November 20, 2020 ; accepted in revised form February 10, 2021)
Key words : solitary fibrous tumor, obturator foramen
孤在性線維性腫瘍，閉鎖孔Ⅰ 緒

言

検体検査所見：特記すべき所見なし。
臨床所見上は paraganglioma 疑い

孤在性線維性腫瘍（solitary fibrous tumor：以下，CT 所見（図１）：左閉鎖孔に40×22×20 mm の分SFT と略記）は主に胸腔に発生する稀な腫瘍であり，葉状の境界明瞭な腫瘤を認めた。単純 CT では均一な骨盤に発生する SFT は少ない。今回我々は閉鎖孔に等濃度を示した。この腫瘤はダイナミック CT の早期発生した SFT を経験したため報告する。

相で強く濃染され，後期相で造影効果が持続した。

Ⅱ 症

例

症例：70歳代，女性。

flow void を示唆する低信号を認めた。拡散強調像で主訴：左閉鎖孔に腫瘤を指摘された。

は，高信号を呈した。

現病歴：右上腹部痛の精査で行った造影 CT で偶然に左閉鎖孔に腫瘤を指摘され，精査のため当院を受診した。
り。
別刷請求先：角田真悠
長野市篠ノ井会666-１

度の FDG 集積（SUV max：２程度）を認めた。
神経鞘腫，キャッスルマン病（ヒアリン血管型）などが鑑別に挙がった。

〒388-8004
篠ノ井総合病院放射線科

E-mail : shin.cherry91@gmail.com

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FDG-PET/CT 所見（図３）：左閉鎖孔腫瘤には軽
読影結果：以上より，画像診断上は閉鎖孔ヘルニア，入院時現症：自発痛なし。左鼠径部に軽度の圧痛あ＊

MRI 所見（図２）： 左閉鎖孔腫瘤は T1強調像で等信号を，T2強調像では軽度高信号を呈し，内部に入院後経過：術前の診断では，臨床経過と併せて，神経鞘腫その他神経原性腫瘍が鑑別に挙がった。腹腔鏡下・大腿切開下閉鎖孔腫瘍摘出術を施行した。
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角田・宮﨑・佐々木

図１ CT
単純 CT では左閉鎖孔腫瘤は軟部濃度を示す（arrow）（a）。ダイナミックの早期相では強く濃染され（b），後期相では造影効果が持続する（c）。

病理所見（図４）：摘出された腫瘤の割面は褐色充皮細胞由来を示す染色（EMA，AE1/AE3，keratin

実性であった。組織学的には比較的均一な紡錘形細胞など）や神経または筋肉への分化を示す染色（S-100，が増殖しており，腫瘍細胞間に硝子化した膠原線維をdesmin，α-smooth muscle actin など）が陰性を示す認めた。腫瘍内に多数の毛細血管の発達を認めたが壊ことから中皮下の間葉系細胞由来とされている。近年死は認めなかった。核分裂像は１個/10 HPF で確認さは免疫染色における STAT6が特異的な所見とされてれた。免疫染色では CD34および EMA（EMA は限局いる 2）。また，Ki-67が10 ％以上であるかどうかは悪性）で陽性を示し，S-100，chromograninA，synap-性の SFT であるかを鑑別するのに有用であるとの報

tophysin ，α-smooth muscle actin ，desmin ，AE1/告がある3）。本症例においては CD34，STAT6が陽性

AE3で陰性を示した。ki-67 labeling index は約１％で，SFT と診断した。

で STAT6陽性であったことから SFT と診断された。
Ⅲ 考察

SFT の好発部位は胸腔であり，腹部骨盤の SFT は数例報告されているのみである4）-6）。SFT が発生した骨盤の部位について，Fernandez ら 4）は presacral，

SFT は1931年に胸膜原発の solitary fibrous meso-adnexal を，Li ら5）は pararectal，recrovesical，para-thelioma として報告され，従来中皮細胞由来である

vesical，presacral，prevesical を，Tian ら 6）は blad-と考えられてきた1）。病理所見では紡錘形細胞が不規der，prostate，ovary を報告している。我々が検索則に増生し，pattern less pattern と呼ばれる像がみした範囲では閉鎖孔に発生した報告はなかった。

られることがある。免疫染色では間葉系細胞由来を示

単純 CT では SFT は軟部濃度を示すが，内部の嚢す染色（CD 34，Vimentin）が陽性を示し，上皮・中胞成分や粘液変性の有無などによっては不均一な濃度

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信州医誌

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閉鎖孔に発生した孤在性線維性腫瘍の１例

図２ MRI左閉鎖孔腫瘤は T2強調像では軽度高信号を示し，（a）T1強調像で等信号を示す（b）。T2強調像の別のスライスでは，腫瘤内に低信号の索状構造（arrow head）が確認できる（c）。

を示すこともある。ダイナミック CT では造影パター
ンは線維化の程度や血管の増生，嚢胞成分または粘液様変性，壊死の有無により異なるとされている 4）-6）。
本症例では単純 CT では均一な軟部濃度腫瘤を示した。
これは腫瘍内に壊死がないことに一致した。ダイナ
ミック CT の早期相で見られた腫瘍内の不均一な強い濃染は，病理所見で腫瘍内に発達した多数の毛細血管を反映していると考えられた。後期相で見られた腫瘍内に持続する濃染像に関しては，線維化を呈する領域
では後期相での濃染が認められるとの報告があり 6），

図３ FDG-PET/CT
左閉鎖孔腫瘤に弱い集積がある（arrow）。

腫瘍細胞間に見られた膠原線維の存在を反映した所見と考えられた。

FDG-PET/CT の臨床的意義は未だ定まってはいな

SFT は T1強調像で中等度から低信号を示す。T2

いが，SFT が良性の場合には低い集積を，悪性では強調像で低信号だが筋と比較すると軽度高信号を示す

高い集積を示す報告がある4）。本症例の病理所見は良例がある。内部に含まれる線維化や血管，出血，壊死性を示唆しており，FDG 集積が軽度であったのは良によっては，内部の T1強調像または T2強調像で高性に一致した。

信号を示す領域や flow void が観察される例の MRI 所見は既存の報告に一致した。
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4）
-6）

。本症

本症例の鑑別診断として，画像上は閉鎖孔ヘルニア，神経鞘腫，キャッスルマン病（ヒアリン血管型）が挙205

角田・宮﨑・佐々木

図４ 病理
HE 染色（×40）では紡錘形細胞の増殖と硝子化した膠原線維を認める（a）。STAT6（×200）は陽性を示す（b）。

がった7）-9）。閉鎖孔ヘルニアは腸管との交通がない点することで診断に迫れる可能性があると考えられた。

で否定的であった。神経鞘腫は T2強調像でしばしば辺縁が高信号， 中央が低信号， いわゆる標的徴候

本症例は，2021年３月22日より開催の JRS 第457回（target sign）を示す。本症例ではこの所見は見られ日本医学放射線学会関東地方定期大会にて発表した。

なかった。キャッスルマン病（ヒアリン血管型）は多謝血性病変であり，CT や MRI 所見も SFT と類似して長野赤十字病院放射線診断科，井原信麿先生には論いるため，本症例の画像所見ではキャッスルマン病文の執筆に際してご指導，ご鞭撻いただき深謝いたし（ヒアリン血管型）との鑑別は困難と考えられた。
Ⅳ 結辞ます。信州大学医学部附属病院病理診断科，佐藤良紀

語先生および長野赤十字病院病理部，里見英俊先生には，閉鎖孔に発生した SFT の１例を報告した。発生部
位としては極めて稀であるが，画像所見を詳細に解析
文

病理診断および所見に関するご指導，ご鞭撻を頂きました。心より感謝申し上げます。
献1） Klemperer P, Rabin CB : Primary neoplasm of the pleura. A report of five cases. Arch Pathol 11 : 385-412, 1931
2） Doyle LA, Vivero M, Fletcher CD, Mertens F, Hornick JL : Nuclear expression of STAT6 distinguishes solitary fibroustumor from histologic mimics. Mod Pathol 27 : 390-395, 2014
3） Diebold M, Soltermann A, Hottinger S, et al : Prognostic value of MIB-1 proliferation index in solitary fibrous tumorsof the pleura implemented in a new score-a multicenter study. Respiratory Research 18 : 210, 20174） Fernandez A, Conrad M, Gill RM, Chiu WT, Kumar V, Behr S : Solitary fibrous tumor in the abdomen and pelvis : A
case series with radiological findings and treatment recommendations. Clinical Imaging 48 : 48-54, 2018
5） Li XM, Reng J, Zhou P, et al : Solitary fibrous tumors in abdomen and pelvis : imaging characteristics and radiologicpathologic correlation. World J Gastroenterol 20 : 5066-5073, 20146） Tian TT, Wu JT, Hu XH, et al : Imaging findings of solitary fibrous tumor in the abdomen and pelvis. Abdom Imaging
39 : 1323-1329, 20147） 劔持雅一，佐藤嘉高，森下紀夫，石井博，村上努士，常光謙輔：CT による非嵌頓閉鎖孔ヘルニア診断の可能性について．日臨外会誌 62：353-357，2001206

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閉鎖孔に発生した孤在性線維性腫瘍の１例
8） Beaman FD, Kransdorf MJ, Menke DM : Schwannoma : Radiologic-Pathologic correlation. Radiographics 24 : 14771481, 2004
9） Le A, Shan L, Wang Z, et al : Laparoscopic treatment for retroperitoneal hyaline-vascular type localized Castlemanʼsdisease (LCD) in the iliac vessel region. Int J Clin Exp Med 8 : 19948-19953, 2015

（Ｒ 2. 11. 20 受稿；Ｒ 3. 2. 10 受理）

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