信州医誌，70⑶：189～194，2022

著しい副甲状腺機能亢進を呈しながら術前画像診断が困難であった
嚢胞性副甲状腺腺腫の１例
久保田諭史1）＊ 島 田 恭 輔1）
大 場 崇 旦2） 伊 藤 研 一2）

髙 山 昇 平1）
駒 津 光 久1）

1） 信州大学医学部内科学第四教室（糖尿病・内分泌代謝内科）
2） 信州大学医学部外科学教室（乳腺内分泌外科学分野）

A Case of a Cystic Parathyroid Adenoma with Marked Hyperparathyroidism but
Difficult Preoperative Diagnostic Imaging
Satoshi Kubota1）, Yasuho Shimada1）, Shohei Takayama1）
Takaaki Oba2）, Ken-ichi Ito2） and Mitsuhisa Komatsu1）
1） Department of Medicine (Diabetes, Endocrinology and Metabolism),
Shinshu University School of Medicine
2） Division of Breast and Endocrine Surgery Department of Surgery,
Shinshu University School of Medicine
Case : An 83-year-old woman visited a local physician with anorexia and weight loss for the past six months,
and was referred to our hospital. Laboratory evaluation revealed corrected Ca2＋ 12.2 mg/dl, iP 2.2 mg/dl, intact
PTH 472.3 pg/ml, and FECa 2.8 ％. Thus, the patient was diagnosed as having primary hyperparathyroidism(PHPT). Neck ultrasonography showed a 4 cm cystic lesion in the right lobe of the thyroid gland. This lesion hada “beak sign” with the thyroid gland on CT, suggesting it did not originate from the parathyroid gland. Furthermore, 99mTc-methoxy-isobutyl-isonitrile (MIBI) scintigraphy showed no accumulation. Thus, we could not diagnose the cystic lesion as the source of PHPT. After admission the corrected Ca2＋ and intact PTH were persistently elevated, which was difficult to control despite medical treatment. After consultation with an endocrine
surgeon, surgical treatment was performed semi-urgently. A rapid intraoperative examination of the cyst fluid
showed an intact PTH level of 593,500 pg/ml ; the site was determined to be the cause of the disease. Pathology
confirmed the diagnosis of cystic parathyroid adenoma.
Imaging tests for parathyroid tumors include neck ultrasound, CT, MRI, and MIBI scintigraphy. Still, in thecase of large cystic lesions, it may be difficult to diagnose the lesion using these techniques. Even if the diagnosis ofa parathyroid tumor is difficult to make based on imaging findings, aggressive surgical treatment should be considered if the clinical findings are amenable to surgery. Shinshu Med J 70 : 189―194, 2022
(Received for publication December 24, 2021 ; accepted in revised form January 19, 2022)
Key words : hyperparathyroidism, parathyroid adenoma, 99mTc-MIBI SPECT/CT, rapid intact PTH assay
副甲状腺機能亢進症，副甲状腺腺腫，99mTc-MIBI シンチグラフィ，迅速 intact PTH 測定

Ⅰ＊Corresponding author：久保田諭史
松本市旭３-１-１〒390-8621

信州大学医学部内科学第四教室（糖尿病・内分泌代謝内科）

E-mail : skubota@shinshu-u.ac.jp

No. 3, 2022

緒言

原発性副甲状腺機能亢進症（primary hyperparathyroidism, PHPT）は副甲状腺の腫瘍または過形成により過剰な副甲状腺ホルモンが分泌されることで，高カルシウム血症，低リン血症をきたし，骨量の低下，尿189久保田・島田・髙山ら路結石などを生じる疾患である。高カルシウム血症が高度になると口喝，多飲，多尿を呈し，さらに進行す25 mg が開始されていた。
現病歴：Ｘ年１月より口渇，味覚障害，倦怠感を自ると意識障害など生命にかかわる緊急症の状態にも覚した。次第に食事摂取量が減少し，半年間で体重がなりうる。治療としては基本的に外科的治療が必要で６kg 減少したことからＸ年６月に前医を受診した。補正あるが，副甲状腺ホルモンがどこから過剰分泌されてCa2＋ 12.4 mg/dl ，iP 2.7 mg/dl ，intact PTH 352

いるかを同定することが求められる。超音波検査や造pg/ml であったことから PHPT が疑われ，治療目的

影 CT は腫瘤の確認に有用であるが，機能亢進の原因に当科へ紹介入院した。となっているかについては有用な情報は得られない。
99m

Tc-methoxy-isobutyl-isonitrile（MIBI）シンチグラフィは血流シンチであるが，甲状腺組織との血流コ現症：身長 159.5 cm，体重 51.3 kg，血圧 119/73mmHg，脈拍 60回/分，意識清明。身体診察では異常所見を認めなかった。

ントラストで機能亢進の存在する副甲状腺に集積しや検査：当科の検査で補正 Ca2＋ 12.2 mg/dl，iP 2.2すいことを利用して，局在診断に用いられる。しかしmg/dl，intact PTH 472.3 pg/ml，FECa 2.8 ％よりこのシンチグラフィで集積を認めない場合，術前の局PHPT と診断した（表１）。頚部超音波検査では甲状在診断に難渋することが多い。

腺右葉の位置に43×28×39 mm 大の境界明瞭な病変

今回我々は MIBI シンチグラフィで取り込みがみらを認めた。内部には体位変換で移動する点状高輝度がれず，超音波検査や造影 CT によっても術前に副甲状散見され，コロイド様の粘稠性の液体で満たされた嚢腺由来と診断できなかった嚢胞性病変の PHPT に対胞性病変と診断した（図１）。頚部造影 CT では嚢胞し，手術中の迅速 intact PTH 測定を行いつつ迅速にの辺縁部に濃染する充実部をわずかに認めたが，病変外科的治療を行えた１例を経験した。と接する甲状腺の辺縁が beak sign を呈しており（図Ⅱ症２），甲状腺由来の嚢胞が外側に大きく発育したもの

例と考えられた。また，同病変は MIBI シンチグラフィ

症例：83歳，女性。

で全く集積を認めなかった（図３）ことから，術前に主訴：口渇，食欲不振，体重減少，全身倦怠感。

副甲状腺腫と断定することができなかった。また，造既往歴：21歳時に虫垂炎に対して虫垂切除術を受けた。

影 CT および造影 MRI において異所性副甲状腺腫を家族歴：なし。

示唆する所見は認めなかった。

内服薬：当院受診直前に前医で高カルシウム血症に経過：高カルシウム血症が継続していたためシナカ対してカルシウム受容体作動薬であるシナカルセト

ルセトを75 mg まで増量しつつ，生理食塩水とフロセ

表１【血算】
WBCNetLym
Mon
EosBas
RBC
Hb
HCT
PLT

4,720 /μl
54.7 ％
36.9 ％
4.4 ％
3.4 ％
0.6 ％
4.02×106 /μl
12.0 g/dl
37.8 ％
20.5×104 /μl

血液検査および尿検査

【生化学】
TPAlb
AST

6.4 g/dl
3.8 g/dl
18 U/l

ALT
T-Bil
γ-GTP

14 U/l0.58 mg/dl
21 U/lALP
LDH
CK

534 U/l147 U/l
79 U/l

BUN
Cre
NaK
Cl

16.0
0.91
140
4.4
106mg/dl
mg/dl
mEq/l
mEq/l
mEq/l

補正 Ca
iP
1,25（OH）
2 VitD25-OH VitD
Intact PTH
【甲状腺】
TSH
FT3
FT4

【腫瘍】
CEA
カルシトニン
【尿検査】
尿中 Ca2＋
FECa％TRP

190mg/dlmg/dl（基準範囲）（8.7-9.9）（2.7-4.6）

53.1 pg/ml
8.1 ng/ml
472.3 pg/ml（20.0-60.0）（20.0以上）（10.0-65.0）

2.470 μU/ml
2.83 pg/ml
1.38 ng/dl（0.500-5.000）（2.30-4.00）（0.90-1.70）

2.7
0.95

ng/ml
pg/ml

（0.0-3.4）（6.4以下）0.4g/gCre

2.8
86.4％％

12.2
2.2

信州医誌

l. 70

術前の診断が困難だった嚢胞性副甲状腺腺腫

図１ 頚部超音波検査
甲状腺（矢頭）の右葉にあたる部位に
43×28×39 mm の嚢胞性病変（矢印）を認める。内部には体位変換で移動する点状高エコーを伴った粘稠性の液体が充満している。

図２ 頚胸部造影 CT
病変に接している甲状腺皮膜が，鳥の嘴状に変形する“beak sign”を呈している（矢印）。
病変の辺縁部には早期相で濃染される充実部をわずかに認める（矢頭）が，全く濃染されない嚢胞成分が大部分を占めている。

ミドの経静脈的投与，エルカトニン筋肉注射を行った。
薬物療法により高カルシウム血症は一時的には改善したがすぐに再燃し，味覚障害および食思不振により食事が数口しか摂取できない状態が継続し，腎機能低下も進行した。内分泌外科と協議のうえ，嚢胞性病変が変性した副甲状腺腫である可能性が高いと考え，入院第９病日に外科的治療を行うこととした。嚢胞性病変は一部甲状腺に癒着していたが容易に剥離でき，病変を摘出した後に内容液を採取し迅速 intact PTH 測定を行ったところ593,500 pg/ml と著明高値であったことから，摘出した嚢胞性病変は変性した副甲状腺腺腫
図３99m

Tc-MIBI シンチグラフィ
遅延相で集積を認めない。

No. 3, 2022

であり，原因病変であると断定した。また，手術前には血清 intact PTH は672.4 pg/ml まで上昇していた191

久保田・島田・髙山ら

図４ 摘出した副甲状腺腺腫の肉眼所見および病理所見ａ），ｂ）51×38 mm 大の嚢胞性腫瘤。線維性の嚢胞壁を有し，嚢胞内面に黄色調の充実性低隆起性病変を認める。
ｃ）嚢胞内面にはシート状およびコード状に増殖した，副甲状腺細胞に類似した腫瘍組織を認める。嚢胞壁内には圧排された既存の副甲状腺と考えられる，腫瘍と類似した細胞からなる小蜂巣状の組織を認める。
ｄ）類円形の核と淡好酸性細胞質を有し，異型は軽度で核分裂像はほとんど見られない。

が，病変摘出直後に52.3 pg/ml まで低下したことも学型の３つの臨床病型に分類されるが，ごく一部の限迅速検査で確認し，手術を終了した。摘出した組織はられた無症候性のものを除き，外科的治療が治療の第類円形の核と淡好酸性細胞質を有し，核分裂像はほと一選択である。手術に際しては超音波検査や造影 CT

んどなく，良性の副甲状腺腺腫と診断された（図４）。

によって副甲状腺腫瘤の存在を確認し，MIBI シンチ

第15病日に退院し，その後も再発所見は認めていない。

グラフィを併用して局在診断をつけることが重要であⅢ 考察り，局在診断がつかない場合には治療方針に難渋することが多い。

血清カルシウム濃度は，主に骨からのカルシウム動PHPT のうち多くは単発の腺腫が原因であり，嚢胞員と腎からの再吸収，腸管からの吸収によって厳密に性病変が原因となることは稀である。日本で行われた調節されている。PTH は副甲状腺細胞膜上のカルシ研究では，嚢胞性病変による PHPT は全体の1.8 ％ウム感知受容体を介し，血清カルシウム濃度の低下にであったと報告されている1）。通常，副甲状腺腺腫は反応して分泌され，血中カルシウム濃度を上昇させる

造影 CT では造影早期像で正常甲状腺と同程度に強く作用を持つ。副甲状腺の病変によって PTH の慢性的造影され，平衡相では甲状腺よりも濃度が低下する。

分泌過剰が生じ，高カルシウム血症を来した状態が一方，本症例では変性し大部分が嚢胞となった副甲状PHPT である。PHPT は比較的頻度の高い内分泌疾腺腺腫であったため，わずかな周辺の実質部が濃染さ患であり，日本では約2,000人～3,000人に１人程度にれるのみであったことから，副甲状腺腺腫と診断するみられ中高齢の女性に多いとされている。線維性骨炎ことは困難であった。

を主体とする骨型，腎石灰化や尿路結石を主体とする

また，PHPT における 99mTc-MIBI シンチグラフィ

尿路型，無症候性で高カルシウム血症のみを認める化の陽性率は78.9-89 ％であるのに対し2）3），嚢胞性病変

192

信州医誌

l. 70

術前の診断が困難だった嚢胞性副甲状腺腺腫

における陽性率は29-50 ％と相対的に低い4）5）。そのたや8），悪性であった場合に腫瘍細胞を播種させる可能め，本症例のように嚢胞性病変かつ99mTc-MIBI シン性があり9），その施行については慎重に検討されるべチグラフィで集積を認めなかった場合，嚢胞性病変がきである。

原因病変であると術前診断することは困難である。

これらのことから本症例では内分泌外科医と方針をさらに本症例で嚢胞性病変が副甲状腺腫と診断でき検討し，PHPT の原因として疑わしい病変が嚢胞性なかった要因の一つとして，CT で beak sign を認め病変以外にないことから，摘出術を行った後に嚢胞をたことが挙げられる。病変が外から臓器を圧迫した際穿刺し迅速 intact PTH 測定を行い，その結果安全性には辺縁が鈍となりやすい一方，臓器内部から病変がのリスクがなく迅速に外科的治療を完遂することがで進展した際には辺縁が鋭となりやすく，その尖った様きた。術中の内容液迅速 intact PTH 測定は安全性と子が鳥のくちばし状に見えることから beak sign と呼有効性の点から選択肢になり得ると考えられる。

ばれる。CT や MRI における beak sign は，腫瘍がⅣ由来する臓器の同定に有用とされているが6），本症例

結語

では嚢胞性病変が甲状腺内部から外側に向けて増大し術前に画像診断が困難であった嚢胞性副甲状腺腺腫たものと考えさせる誤った手がかりとなり，術前に嚢の１例を経験した。内科的に PHPT と診断できても胞性病変が原因病変であると診断することができな副甲状腺由来か否かを判断し難い嚢胞性腫瘤を有するかった。

場合，異所性副甲状腺腫の十分な検索を行った上で，なお，PHPT と診断できても責任病変が不明な場

臨床上の手術適応があれば経験豊富な内分泌外科医と合，異所性副甲状腺腺腫の可能性を考慮する必要があ

密な連携を図りながら，安全性に配慮しつつ積極的なる。副甲状腺は通常甲状腺の近傍に存在するが，発生診断・治療を進める必要がある。

学的な位置異常や重力および嚥下運動によって，甲状本症例の要旨は日本内科学会第143回信越地方会に腺内や胸腺内，縦隔内に位置することがある。本症例においても異所性副甲状腺腫の可能性を考慮して，造て報告した。

影 CT および造影 MRI，MIBI シンチグラフィを行っ謝たが，異所性副甲状腺腫を疑う所見は認められなかっ辞信州大学医学部附属病院臨床検査部，佐藤良紀先生た。
嚢胞変性した副甲状腺腺腫の診断においては，術前には病理所見に関するご指導を頂きました。信州大学に嚢胞穿刺を行い内容液の intact PTH を測定するこ医学部画像医学教室，金子智喜先生には画像所見に関7）とが有用であったとの報告もある 。しかしながら穿するご指導，ご鞭撻を頂きました。心より感謝申し上

刺後に高カルシウム血症クリーゼを誘発する可能性げます。

文1） 南和彦，佐藤進一，土師献

知行：原発性副甲状腺機能亢進症114例に対する臨床的検討．日気管食道会報 65：24-31，2014
2） Cheung K, Wang TS, Farrokhyar F, Roman SA, Sosa JA : A meta-analysis of preoperative localization techniques
for patients with primary hyperparathyroidism. Ann Surg Oncol 19 : 577-583, 20123） Gayed IW, Kim EE, Broussard WF, et al : The value of 99mTc-sestamibi SPECT/CT over conventional SPECT in theevaluation of parathyroid adenomas or hyperplasia. J Nucl Med 46 : 248-252, 2005
4） Ghasemi-Rad M, Lesha E, Abkhiz S, Mohammadi A : Primary hyperparathyroidism : comparing between solid andcystic adenomas and the efficacy of ultrasound and single-photon emission computed tomography in their diagnosis.
Endocr Pract 21 : 1277-1281, 20155） Johnson NA, Yip L, Tublin ME : Cystic parathyroid adenoma : sonographic features and correlation with 99mTcsestamibi SPECT findings. AJR Am J Roentgenol 195 : 1385-1390, 2010
6） Nishino M, Hayakawa K, Minami M, Yamamoto A, Ueda H, Takasu K : Primary retroperitoneal neoplasms : CT andMR imaging findings with anatomic and pathologic diagnostic clues. Radiographics 23 : 45-57, 2003
No. 3, 2022

193

久保田・島田・髙山ら7） Hu Y, Cui M, Xia Y, et al : The clinical features of cystic parathyroid adenoma in Chinese population : A singlecenter experience. Int J Endocrinol : 3745239, 20188） Kobayashi A, Kuma K, Matsuzuka F, Sugawara M : Exacerbation of hypercalcemia after needle biopsy of a parathy­
roid cyst. Ann Intern Med 110 : 326-327, 19899） Kim J, Horowitz G, Hong M, Orsini M, Asa SL, Higgins K : The dangers of parathyroid biopsy. J Otolaryngol HeadNeck Surg 46 : 4, 2017

（Ｒ 3. 12. 24 受稿；Ｒ 4. 1. 19 受理）

194

信州医誌

l. 70