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日呼吸誌●症

11（5），2022

例左側全無気肺による急性呼吸不全を呈した
アレルギー性気管支肺アスペルギルス症の 1 例
本田宏幸

佐藤亮

篠崎鮎香

須藤悠太

北村智香子

要旨：76 歳男性．呼吸困難を主訴に救急外来を受診した．診察中，急速に左側全無気肺が形成され，急性呼吸不全を呈した．全身麻酔下に気管支鏡検査を施行し，アレルギー性気管支肺アスペルギルス症（allergicbronchopulmonary aspergillosis：ABPA）と診断した．片側全無気肺を呈した ABPA はこれまでに 6 例報告されているが，本症例は既報と比べ急速かつ重篤な呼吸不全を呈していた．本症例を含む 7 例はいずれも無気肺形成前に ABPAと診断されておらず，時に致死的な呼吸不全を呈して突如我々の前に現れる疾患であることを認識する必要がある．
キーワード：急性呼吸不全，アレルギー性気管支肺アスペルギルス症，無気肺Acute respiratory failure, Allergic bronchopulmonary aspergillosis (ABPA), Atelectasis

緒

家族歴：特記すべきことなし．

言

喫煙歴：20 本/日，45 年間（20〜65 歳）．

ア レ ル ギ ー 性 気 管 支 肺 ア ス ペ ル ギ ル ス 症（allergic

現病歴：40 代から時々，咳嗽や痰の喀出があり，症状bronchopulmonary aspergillosis：ABPA）では，しばし増悪時には気管支喘息疑いとして吸入ステロイド薬を短ば粘液栓による無気肺形成がみられるが，片側全無気肺期間処方されていた．咳嗽に対する精査や継続的な治療を呈することは稀で，過去に 6 例報告されているのみでは受けたことがなく，入院歴や救急外来受診歴もなかっある1）〜5）．今回我々は，眼前で急速に左側全無気肺が形た．2020 年 X 月 Y−2 日に咳嗽と痰の増加があり，近医成され，既報と比較して重篤な呼吸不全を呈した ABPAで鎮咳薬，去痰薬，ロイコトリエン受容体拮抗薬の処方症例を経験したため報告する． また，ABPAの診断はを受けたが改善なく，X 月 Y 日，日中はゴルフをして過Rosenberg-Patterson 6）や ISHAM 7）の基準に拠ることがごしたが，入浴後に呼吸困難を訴え救急外来を受診した．

多いが，これらは診断感度の低さが問題とされており ，来院時現症：意識清明，苦悶様表情．体温 36.8℃，血近年，Asano らにより 90％を超える高い診断感度を示す

圧 169/62 mmHg， 脈拍 97 回/分・ 整． 呼吸数 17 回/分，診断基準 9）が提唱された．本症例は従来の診断基準を満．呼吸音左右差なく減弱
SpO2 88％（酸素マスク 5 L/分）

たさず，Asano らの基準により診断し得た 1 例であるこせず聴取し，wheezes を聴取しない．

8）とを併せて報告する．

来院時画像所見：胸部単純 X 線写真では，左横隔膜挙症例

上を認めた（Fig. 1a）．胸部 CT では，両肺野に low attenuation area（LAA），左主気管支から上下葉気管支に患者：76 歳，男性．

連なる占拠性病変，左下葉に結節性変化や嚢胞性変化を主訴：呼吸困難．

．
認めた（Fig. 2a〜d）

既往歴：気管支喘息，前立腺癌，小脳出血，右視床梗
塞，腹部大動脈瘤．

来院時検査所見：白血球数 6,300/μL（Neut 58％，Eo6.8％），CRP 2.23 mg/dL，動脈血液ガス分析は，5 L/分の酸素投与下で pH 7.41，PaO2 55.6 Torr，PaCO2 39.6 Torr，

連絡先：本田 宏幸〒 070‒8530 北海道旭川市曙 1 条 1‒1‒1
旭川赤十字病院呼吸器内科（E-mail: h.honda@sapmed.ac.jp）（Received 21 Feb 2022/Accepted 6 Jul 2022）

HCO3− 25.0 mmol/L とⅠ型呼吸不全を呈していた．
来院後経過：救急外来の初療では，既往の気管支喘息，前立腺癌から，気管支喘息発作もしくは気管支内腫瘍による主気管支閉塞を考え，応急的にメチルプレドニゾロン（methylprednisolone：mPSL）125 mg を投与し

左全無気肺による急性呼吸不全を呈した ABPA の 1 例

abde281cFig. 1 Chest X-ray ﬁndings. (a) Chest X-rays on arrival at the emergency department, (b) two and a half hours after arrival,(c) seven hours after arrival, (d) after bronchoscopy, and (e) at discharge.

abdecFig. 2 Chest CT ﬁndings. (a‒c) Chest CT on arrival at the emergency department showed high attenuation mucus (white arrow) extending from the left main bronchus to the upper and lower lobe bronchi,(d) low attenuation areas were seen in both lungs, and cystic changes were seen in the left lower lobe.
(e) Cylindrical bronchiectasis and cystic bronchiectasis were seen on chest CT two months after discharge. CT: computed tomography.

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日呼吸誌

11（5），2022

abcdFig. 3 Bronchoscopy ﬁndings. (a) Bronchoscopy ﬁndings from left main bronchus, (b) left upperand lower lobe bifurcation, (c) left upper bronchus, and (d) left lower bronchus after aspiration
by a bronchoscope. In the left lower lobe, mucus plugs were seen throughout, up to the peripheral side of the bronchus.

た．しかし，呼吸状態が急激に悪化し，来院 2 時間 30 分いた．血清総 IgE 値は 209 IU/mL であり，アスペルギル後の胸部単純 X 線写真では，左肺透過性が来院時より明ス抗原（ガラクトマンナン抗原），アスペルギルス特異的らかに低下した（Fig. 1b）．動脈血液ガス分析は，15 L/IgG 抗体，アスペルギルス沈降抗体はいずれも陰性，ア分の酸素投与下で PaO2 25.8 Torr，PaCO2 39.1 Torr を示

ルテルナリア，カンジダの特異的 IgE 抗体も陰性であっし，入院のうえ，高流量鼻カニュラ酸素療法を開始した

た．これらの検査結果から Asanoらの ABPM診断基準 9）が，SpO2 90％の維持に FiO2 0.8 を要した．来院約 7 時間

により ABPA と診断した（Table 1）．症状や画像所見の後までに mPSL 125 mg をさらに 2 回投与したが，呼吸状改善を得られ（Fig. 1e）， プレドニゾロン（predniso-態の改善なく左側全無気肺となったため（Fig. 1c），気管lone：PSL）内服に切り替え，また，ブデソニド・グリ挿管し，全身麻酔下に気管支鏡検査を施行した．左主気コピロニウム・ホルモテロール（budesonide/glycopyr-管支には粘稠度の高い痰を認め，それは鉗子と吸引で回ronium/formoterol）吸入剤を開始し，第 15 病日に退院収可能だった（Fig. 3a, b）．痰は，左上葉区域気管支中枢となった．退院 2 ヶ月後の胸部 CT では，粘液栓が消失側（Fig. 3c），左下葉区域気管支は末梢側まで連続しておし，円柱状気管支拡張，嚢胞状気管支拡張の所見がみらり（Fig. 3d），30 分ほどでそれらを可能な限り回収した．

れた（Fig. 2e）．

検査後の胸部単純 X 線写真では左肺含気の回復を確認でき（Fig. 1d），粘稠痰の所見からアレルギー性気管支肺真考察菌症（allergic bronchopulmonary mycosis：ABPM）を本症例の大きな特徴である片側全無気肺を呈した疑い，検査後から mPSL 40 mg/日を開始した．吸引痰にABPAの成人症例は過去に 6 例のみ報告されている1）〜5）．

は多数の好酸球と糸状菌，Charcot-Leyden 結晶を認め，それらの臨床所見を，本症例の診断で用いた Asano らの真菌培養ではが同定された．また，

基準 9）に従い Table 1 に示す．既報はいずれも初療時のアスペルギルス特異的 IgE抗体は 8.28 UA/mLと上昇して胸部単純 X 線写真ですでに片側全無気肺が形成されてい左全無気肺による急性呼吸不全を呈した ABPA の 1 例

Table 1283

Proﬁle of patients with allergic bronchopulmonary aspergillosis presenting with total lung collapse on one side
Case

Reference

presentcase

YearFirst author

2022
Honda H

Age/Sex

76/M

60/F

74/M

29/M

79/F

22/F

62/M

Smoking history（Brinkman index）

ex-（900）

neverex-（700）

never

never

never

never

History of respiratory diseaseasthmanoneCB

asthmaasthmabullectomy

none

none

60

75

70NR

83

NR

95

−−−−−−−+++++++2. Peripheral blood eosinophilia（≧500 cells/mm3）428

elevatedelevated

2,160

3. Elevated total serum IgE levels（≧417 IU/mL）
4. Immediate cutaneous hypersensitivity or speciﬁcIgE for ﬁlamentous fungi
5. Presence of precipitins or speciﬁc IgG for ﬁlamentous fungi
6. Filamentous fungal growth in sputum cultures orbronchial lavage ﬂuid
7. Presence of fungal hyphae in bronchial mucus
plugs
8. Central bronchiectasis on CT
9. Presence of mucus plugs in central bronchi, basedon CT/bronchoscopy or mucus plug expectorationhistory
10. High attenuation mucus in the bronchi on CT209

NRNR++−

Pulmonary function test
FEV1/FVC（%）
Diagnosis of ABPA before total lung collapse on oneside
Clinical diagnostic criteria for ABPM proposed by
Asano K, et al 9）＊
1. Current or previous history of asthma or asthmatic symptoms

11

2

3

451982
1982
1998
1998
2011
2015
Berkin KE Berkin KE Nomura K Shiota S Agarwal R Kumar R

670

2,750

5,194

notelevated
1,300

3,800

1,930

++++++++++++++−−+NR++++−NR++NRNR++−+++++++++NRNRNRNRNRNR

M: male, F: female, ex-: ex-smoker, never: never smoked, CB: chronic bronchitis, NR: not reported.
＊Patients that meet 6 or more of these criteria are diagnosed with ABPM.

たが，本症例は，初療時には認めていた左肺の含気が眼疾患（chronic obstructive pulmonary disease：COPD）前で消失し全無気肺となり，数時間受診が遅れた場合致の合併の可能性が考えられ，このことがより病態を悪化死的となった症例であった．急速かつ重篤な呼吸不全をさせたと考えた．本症例は，末梢血好酸球数と血清総きたした理由については，まず，未治療の晩期 ABPAでIgE 値が軽度の上昇である所見に加え，アスペルギルスあったことを挙げる．肺野の浸潤影は乏しく，円柱状気特異的 IgG 抗体およびアスペルギルス沈降抗体が陰性で管支拡張，嚢胞状気管支拡張を認め（Fig. 2e），末梢血好あり，好酸球性気道炎症が安定していた状況が示唆され

酸球数，血清総 IgE 値は軽度の上昇であった．これらのる．実際に，患者は気管支喘息として頓用で吸入ステロ

所見は Patterson らの ABPA 病期分類 10）の V 期，つまりイド薬を処方されたことはあるが，今回の発症まで症状晩期に相当する．退院 3 ヶ月後，PSL 5 mg/日の内服，気は軽度であり，気管支喘息と診断された認識さえ乏し

管支拡張薬吸入下に施行した呼吸機能検査では，FVCかった．Tiewらは，COPDは環境中の真菌感作を受けや1.82 L，FEV1 1.10 L，％FEV1 は 39.6％と高度の気流閉塞

すく，それが頻回の COPD 増悪に関与すること11），さらを認めていた．ただ，閉塞性換気障害については，既往に，COPD と気管支拡張症の合併例は，ABPA合併の頻症として診断されてはいないが，20 本/日，45 年間の喫度が高く，ABPAの重症度，増悪頻度が高いことから予煙歴があり，胸部 CTの LAAの所見からも慢性閉塞性肺後不良である12）と報告している．今回の重篤な病態は進

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日呼吸誌

行した ABPAのみの結果ではなく，咳嗽の出現した 40 代からの COPD 進行があり，真菌感作を受け，ABPAを合併しさらに気管支拡張が進行し，気道クリアランスが大きく低下したなかで粘液栓を喀出できなかった結果なのかもしれない．
以上から，ABPAの進行と COPD が本症例における左側全無気肺形成，そして重篤な呼吸不全の原因として考えられたが，既報をみるとすべての症例が喫煙歴や閉塞性換気障害を有しているわけではなく，呼吸器疾患既往のない 22 歳女性の症例も報告されている4）．肺手術後であることを原因として考察している報告もある2）が，片側全無気肺を形成する ABPAの共通の特徴は本症例を経11（5），2022

patients. Br Med J 1982; 285: 552‒3.
2）野村佳世子， 他． 右完全無気肺像を呈したアレル
ギー性気管支肺アスペルギルス症（ABPA）の 1 例．
日呼吸会誌 1998；36：469‒72．
3）塩田智美，他．左完全無気肺をきたし，気管支内腫瘍との鑑別に難渋したアレルギー性気管支肺アスペ
ルギルス症と考えられた 1 例．気管支学 1998；20：128‒32．
4）Agarwal R, et al. A rare cause of acute respiratory
failure ̶ allergic bronchopulmonary aspergillosis.
Mycoses 2011; 54: e223‒7.
5）Kumar R, et al. Allergic bronchopulmonary asper-ても明らかにはなっていない．未診断のため初療時にはgillosis presenting as lobar or total lung collapse.
Pneumonol Alergol Pol 2015; 83: 144‒50.

想起できなかった ABPAの急速な片側全無気肺形成に驚6）Rosenberg M, et al. Clinical and immunologic crite-

愕したことがこの症例を報告するに至った大きな動機であるが，既報 6 例も同様に無気肺形成以前に ABPAと診断されておらず，驚きをもって報告されていた．片側全無気肺を呈して突如我々の前に現れる ABPA 患者がいることを認識する必要がある．
最後に， 既報 6 例は Rosenberg-Patterson 6）もしくはISHAM 7）の基準を満たしていたが，本症例は主に末梢血好酸球数，血清総 IgE 値の上昇の乏しさからこれらを満たさず，Asano らの診断基準 9）によって ABPAと診断できたことも強調したい．COPD や気管支喘息発作の診断に準じて短期間の内服ステロイド治療とした場合，再増悪をきたした可能性が高かった症例であると考えられ，診断と治療方針を速やかに確定できたことは非常に意義が大きかった．今後，より多くの ABPAが適切に拾い上げられることが期待される．
著者の COI（conﬂicts of interest）開示：本論文発表内容に関して申告なし．

ria for the diagnosis of allergic bronchopulmonary
aspergillosis. Ann Intern Med 1977; 86: 405‒14.
7）Agarwal R, et al. Allergic bronchopulmonary aspergillosis: review of literature and proposal of new diagnostic and classiﬁcation criteria. Clin Exp Allergy
2013; 43: 850‒73.
8）Agarwal R, et al. Diagnostic performance of various
tests and criteria employed in allergic bronchopulmonary aspergillosis: a latent class analysis. PLoSOne 2013; 8: e61105.
9）Asano K, et al. New clinical diagnostic criteria forallergic bronchopulmonary aspergillosis/mycosis
and its validation. J Allergy Clin Immunol 2021; 147:
1261‒8.
10）Patterson R, et al. Allergic bronchopulmonary aspergillosis: staging as an aid to management. Ann
Intern Med 1982; 96: 286‒91.
11）Tiew PY, et al. Environmental fungal sensitisation
associates with poorer clinical outcomes in COPD.
Eur Respir J 2020; 56: 2000418.

引用文献1）Berkin KE, et al. Lung collapse caused by allergic
bronchopulmonary aspergillosis in non-asthmatic12）Tiew PY, et al. High frequency of allergic bronchopulmonary aspergillosis in bronchiectasis-COPD
overlap. Chest 2022; 161: 40‒53.

左全無気肺による急性呼吸不全を呈した ABPA の 1 例

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Abstract

A case of allergic bronchopulmonary aspergillosis presenting withacute respiratory failure due to total collapse of the left lung
Hiroyuki Honda, Ryo Sato, Chikako Kitamura,
Ayuka Shinozaki and Yuta Sudo

Department of Respiratory Medicine, Japanese Red Cross Asahikawa Hospital
A 76-year-old man presented to the emergency department complaining of dyspnea. During examination, total collapse of the left lung occurred, causing acute respiratory failure. Bronchoscopy was performed under general anesthesia, and allergic bronchopulmonary aspergillosis (ABPA) was diagnosed. Overall, six ABPA cases of
total lung collapse on one side have been reported to date. The patient in our case presented with more rapid
and severe respiratory failure compared to previous reports. None of the patients in the seven cases, including
our case, were diagnosed with ABPA before the occurrence of atelectasis. It is important to recognize that
ABPA is a disease that can develop suddenly, sometimes accompanied by fatal acute respiratory failure.