臨床病理検討会レポート

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臨床病理検討会レポート［第28回］非典型的多形性腺腫の 1 例
日時：2004 年 12 月 7 日
新潟大学大学院医歯学総合研究科
顎顔面口腔病理学分野

小林孝憲
顎顔面放射線学分野

勝良剛詞
口腔再建外科学分野

小田陽平・加納浩之
新潟大学医歯学総合病院歯科病理検査室

鈴木症

例

提図1

初診時口腔内写真

誠示

患 者：55 歳，男性
初 診：2004 年 11 月 24 日
主 訴：口蓋の腫れ
現病歴：20 年ほど前から右側口蓋に腫脹があることに気づいていた。同時期に風邪罹患時に口蓋病変の自発痛を生じたことがあったが，風邪症状軽快とともに消退し，以後自発痛の発生はなかった。15 年ほど前から徐々に腫脹が増大してきたことに気づいていたが，特に他の症状なく，放置していた。2004 年９月，上顎左側臼歯の歯痛を主訴に某病院歯科を紹介され，受診したところ，右側口蓋部の腫脹を指摘され，同院において CT，MRI を撮影された。血管腫の疑いと診断され，当科での精査・加療を勧められて 2004 年 11 月 24 日初診した。
入院時現症
全 身 所 見：身長 176cm，体重 64kg。栄養状態良好。
口腔外所見：特記すべき所見なし。
口腔内所見：上顎右側 56 相当口蓋粘膜から口蓋正中にかけ，24×25mm，基部がほぼ円形で正中方向に向かって突出する有茎性の腫瘤がみとめられた。表面は基部を含めてほぼ正常粘膜色で，大部分は平滑であったが，正中に向かう突出部では一部白色，やや粗造であった。触診で波動は触れず，弾性硬で，拍動，勃起性，圧迫による退色はみとめられなかった。
また，圧痛や発音障害，嚥下障害もみとめられなかった。
臨床診断：右側口蓋腫瘍
処置および経過：2005 年１月 26 日に入院し，血管腫ないしは唾液腺由来良性腫
瘍を想定し，１月 28 日に腫瘍周囲に約３mm の安全域を設定し，全身麻酔下に腫瘍切除術を施行した。腫瘍後方では大口蓋動静脈が腫瘍内に通じていたためこれを結紮し，処理した。腫瘍に接する口蓋骨には腫瘍形態に一致した圧迫性の吸収がみとめられた。腫瘍は一塊として摘出され，肉眼的には被膜に被包された弾性硬の腫瘤であった。腫瘍と接していた骨面を一層削除し，創面保護コラーゲンシートを置き，抗生剤塗布ガーゼをあらかじめ作製しておいた保護用シーネで固定して手術を終了した。
術中出血はごく少量であった。
術後翌日より経口摂取可能で，疼痛は軽度であり，後出血もみられなかった。術後８日で抗生剤ガーゼ除去と抜糸を行い，創面には肉芽増生が観察された。創面保護シーネは継続使用とし，術後 10 日で除去した。食事摂取はとくに問題なく，創の肉芽形成はさらに進行し，骨面の露出やその他の不快症状の発生はなかった。術後２週（２月 11 日）で退院となり，その後外来で経過観察を継続したが，３月初旬には創部の上皮化がほぼ全域で完了していた。その後も定期的に経過観察しているが，現在まで再発所見はみられていない。
（小田，加納）− 31 −

図2

パノラマエックス線写真

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新潟歯学会誌

35（2）：2005
ス 線 写 真 上，明らかな異常所見はみとめられなかった。
2004 年 10 月
12 日に撮影された紹介元の病院
で の CT で は，病変は口蓋粘膜に 近 接 し，軟組織表示では病変の範囲が指摘困
難 で あ っ た。内部性状は造影前では筋と同等の濃度でほぼ均一で あ っ た（ 図3A）が，内部にいくつかの点状の角化物様の構造も認められた。
造影後はやや不図 4 MRI 画像
均一に造影され
A：T1 強調画像 B：脂肪抑制 T2 強調画像
（図 3B，白矢頭），
C：造影後脂肪抑制 T1 強調画像
下端の正中側の造影性はやや高い印象を受けた（図 3B，白矢印）。隣接する口蓋と歯槽突起は境界明瞭，辺縁整に圧迫吸収されていた（図 3C，白矢印）が，鼻腔底や上顎洞底の変位はみとめられなかった。
2004 年 10 月 28 日に撮影された紹介元の病院での MRI の内部性状は T1 強調画像（図 4A）では不均一で，筋と同程度かやや高い信号強度と低い信号強度が混在し，脂肪抑制
T2 強調画像では内部不均一で，筋よりも高い信号強度を示し，正中前方側の非常に高い信号強度を示す領域は特徴的であった（図 4B，白矢印）。造影後脂肪抑制 T1 強調画像では不均一で，筋よりもやや高い信号強度を示し，脂肪抑制 T2強調画像で特徴的であった正中側の領域は非常に強く造影された（図 4C，白矢印）。また，一部不明瞭であるが，T1 強調画像と脂肪抑制 T2 強調画像で低い信号強度を示し，造影
図 3 CT 画像されない被膜様構造が認められた（図 4A，白矢頭）。加えて，A：単純 CT 軟組織表示 B：造影 CT
ダイナミック MRI では全体として経時的に徐々に造影されC：造影 CT 前額断骨表示る漸増型を示し，とくに T2 強調画像で非常に強い高信号を示した部位は他の部位よりも遅いタイミングで非常に強く造影された。
以上より，本症例は隣接した骨の吸収形態から口蓋部原発
画 像 所 見の良性腫瘍とし，内部の不均一さ，造影後の信号強度の推移から多形性腺腫であると考えられた。
本症例は本学初診前に紹介元の病院で CT（04/10/12），
多形性腺腫の場合，上皮成分は T2 強調画像で中等度の信MRI（04/10/28）の撮影が行われていたが，画像の提示は単号を示し，造影性に比較的乏しい。一方，粘液性基質を伴う純エックス線撮影，CT 撮影，MRI 撮影の順に行う。
間質は T2 強調像で高い信号を示し，強く造影される。したがっ2004 年 11 月 24 日，本学で撮影が行われたパノラマエッて，内部性状の不均一さや造影の程度はこれらの成分の比率
クス線写真（図２）では口蓋のライン（矢頭），鼻腔底のラで決まる。今回の症例は T2 強調画像で高信号で，造影後にイン（矢印）に明らかな左右差や変位は認められなかった。
非常に強く造影される正中前方側の領域は粘液性基質を産生
上顎洞底線にも明らかな上方変位等はなく，パノラマエック− 32 −

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織像が明らかな後方腫瘍結節（図９）と，粘液腫様間質主体で，部分的に紡錘形細胞が集塊をなしている前方腫瘍結節（図 10）であった。これら２個の結節は CT および MRI で指摘された点状角化物を含む内部不均一な部分と，脂肪抑制 T2 強調画像で描出された粘液腫様部分とにそれぞれ一致していた。とくに粘液腫様結節では，血管増生は乏しいものの，中央部で血管が破綻し，出血をともなっていたことから，ダイナミック MRIでみられた遅いタイミングでの強い造影性が説明できた（図 11）。また，後方結節では，結節全域にわたり肉芽反応が散在しており，この中に角質嚢胞が形成されていた。
角質胞巣周囲ではマクロファージの浸潤をともなう異物反応が惹起され，CT 像の点状陰影に相当する胞巣であることも確認された（図12）。
（小林，鈴木）まA：造影直後

図 5 Dynamic MRI 画像
B：造影後 80 秒 C：造影後 180 秒する筋上皮成分が多く，その他の部位は上皮成分や石灰化様変性の多い部位と考えられた。振り返ってみても，今回の症例は良性唾液腺腫瘍の多形性腺腫で矛盾しないと思われた。
本症例において MRI は病理マクロ所見を非常に良く反映していると思われる。
（勝良）

病

理

所

見

2005 年１月 28 日に右側口蓋腫瘍切除術が施行された。切除組織は口蓋粘膜面に外向性に突出する前後２個の腫瘤からなり，後方腫瘤は高さ約 22mm，前方は 15mm であった（図６）。表面粘膜は大部分が淡灰黄色，平滑で，一部で凹凸不整であった。割面にて，後方部の腫瘤では，淡灰白色ないし淡灰黄色，弾性硬の腫瘍結節が確認され，腫瘍内には淡黄色の無定形物質を入れた小型，円形の嚢胞状構造物が散見された（図７）。また前方部腫瘤では，後方腫瘤から連続した腫瘍結節が深部にみとめられ，その粘膜側には深部結節と区別される類球形小型腫瘍結節が確認された（図８）。両病変は深部側では被膜様の線維性結合組織により明瞭な境界を有していたが，粘膜側では明らかな被膜構造はみられなかった。
組織学的には，後方および前方腫瘤内は肉眼所見同様，２個の異なる組織像を呈する腫瘍結節から構成されていた。すなわち，多数の索状，島状の充実性増殖パタン，腺管状増殖パタン等の多様な腫瘍胞巣からなる多形性腺腫の特徴的組とめ

本症例は組織学的に異なる２個の腫瘍塊から構成されていた。後方結節には多形性腺腫特有の所見が確認されたが，同時に，角質嚢胞の形成，強い線維化や幼若な肉芽反応等の像が含まれており，多形性腺腫としては非典型的であった。また前方結節には，あたかも別の腫瘍のように粘液腫様間質が大部分を占める腫瘍塊が確認され，この２個の腫瘍結節の関係が焦点であった。CT お
よび MRI において，２個の腫瘤で異なる構成や造影性の所見により診断を困難にしていたが，最終的には病理組織像は画像所見をよく説明でき，２個の腫瘍結節間に移行像も確認しえたので，両者を一元的に解釈し，非典型的な多形性腺腫と診断した。
（小林，鈴木）D：造影後 240 秒− 33 −

図6218新潟歯学会誌35（2）
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図7

図8

図9

図 10

図 11

図 12− 34 −