日呼吸誌●症2（1），2013

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例

嘔吐を契機に血胸で発症した縦隔型気管支動脈瘤破裂の 1 例
大町直樹ａ,＊濱野紗朱ａ

綿屋洋ａ

鶴田伸子ａ

樋口和行ａ

要旨：症例は 59 歳，女性．感染性胃腸炎による嘔吐後より右胸痛を認めた．胸部単純 CT にて右胸腔内の液体貯留および食道奇静脈陥凹の血腫を認め，胸腔穿刺にて右血胸を確認した．胸部造影 CT の画像再構成
multiplanar reconstruction（MPR）で縦隔の気管支動脈瘤を認め，気管支動脈瘤破裂と診断した．血行動態は安定しており気管支動脈塞栓術を施行した．術後，血腫の縮小と血胸の改善を認めた．16ヶ月後の造影CT でも再発を認めておらず経過良好である．気管支動脈瘤破裂が血胸で発症することはまれであるが，念頭に置くべき病態と考えられた．
キーワード：血胸，気管支動脈瘤，気管支動脈塞栓術
Hemothorax, Bronchial arterial aneurysm, Bronchial arterial embolization

諸言

気管支動脈瘤はまれな疾患であるが，画像診断の進歩により報告は増加傾向である．縦隔や胸腔への動脈瘤の破裂ではショック状態となり致死的な経過をたどること入院となった．
入院時現症：身長 160 cm，体重 50 kg，血圧 123/80
mmHg，脈拍 90 回/min・整，SpO2 97％（room air）
，心雑音（−），呼吸音：右呼吸音軽度減弱を認めた．
CRP 2.0
入院時検査所見：WBC 7,700/μl，Hb 10.0 g/dl，もある．今回，嘔吐を契機に血胸を発症した気管支動脈mg/dl，LDH 256 IU/L，と軽度の貧血，炎症反応の上瘤破裂の 1 例を経験した．気管支動脈塞栓術後，良好な昇を認めた．そのほかの生化学検査，凝固検査には異常経過が得られており，治療適応を中心に文献的考察を加を 認 め な か っ た． 動 脈 血 液 ガ ス 分 析 で は pH 7.41，えて報告する．

PaCO2 35 Torr，PaO2 105 Torr と異常所見を認めなかっ症例た．
臨床経過：入院時胸部単純 CT で右胸腔内液体貯留あ

患者：59 歳，女性．

り，胸腔穿刺を行った．胸水の外観は血性，暗赤色で細主訴：右側胸部痛．

胞数 4,300/μl，（好中球 5％，組織球 75％，リンパ球 3％，既往歴：高血圧．

好塩基球 1％，中皮細胞 15％），胸水総蛋白 5.5 g/dl，

現病歴：2009 年 2 月中旬に嘔吐，下痢が出現し近医LDH 1,381 IU/L，Hb 10 g/dl，Hct 29.6％，培養で起炎受診し感染性胃腸炎と診断された．嘔吐は 2 回で治まっ菌は同定されず，細胞診で悪性細胞を認めず血胸と診断たが，最初の嘔吐直後より強い右側胸部痛を自覚していした．外傷などの既往なく，出血源の検索のため胸部造た．下痢が軽快後も 1 週間右側胸部痛が持続するため，

影 CT 施行したところ，気管分岐部直下に瘤状に増強さ胸痛を自覚し始めてから 1 週間後に国家公務員共済組合

れ る 腫 瘤 を 認 め た（Fig. 1b）．multiplanar reconstruc-連合会浜の町病院紹介となった．胸部 X 線写真にて右tion（MPR）にて下行大動脈より分岐する気管支動脈に胸腔内液体貯留を認め（Fig. 1a）精査加療目的にて同日瘤を認め，その周囲に血腫を認めた（Fig. 1c）．以上より，気管支動脈瘤破裂による血腫形成および血胸と診断し連絡先：大町 直樹〒810‑0073 福岡県福岡市中央区舞鶴 3‑5‑27ａ

国家公務員共済組合連合会浜の町病院呼吸器内科＊

現 独立行政法人国立病院機構近畿中央胸部疾患センター内科（E-mail: nomachi@kch.hosp.go.jp）（Received 3 Apr 2012/Accepted 6 Jun 2012）た．
血行動態が安定しており，治療は気管支動脈塞栓術を選択した．気管支動脈造影により，下行大動脈より分岐する右気管支動脈に気管支動脈瘤を 2ヶ所認めた（Fig.
1d）．2 個の瘤の近位側と遠位側にコイルによる塞栓を試みたが，血管径が細くガイドワイヤーが瘤の遠位側に到達しなかったため，断念した．瘤近傍でキシロカイ

64

日呼吸誌

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Fig. 1 （a）Chest radiograph on admission, showing right pleural effusion.（b）Enhanced chest
CT at subcarinal level showing enhanced nodule（white arrow）,hemothorax, and hematoma
in azygoesophageal recess.（c）Coronal CT showing bronchial arterial aneurysm（white arrow）（d）.
Selective angiography of the right bronchial artery showing two aneurysms.

ン®（Xylocaine®）を投与し下肢感覚障害が生じないこが，縦隔型気管支動脈瘤の報告は 40 例以下である6）．肺とを確認したうえで，瘤の近位側からゼラチンスポンジ

内型が破裂した場合の症状は，主に血痰である2）3）5）10）11）．

にて塞栓を行った．造影により動脈瘤が描出されないこ

縦隔型が破裂した場合は，縦隔血腫3）や血腫での上大静とを確認して治療を終了とした．

脈圧迫による上大静脈症候群2），食道への破裂による吐これ以降，症状は軽快し胸部 X 線写真で血胸も認め血6）などの報告がある．非常にまれではあるが血胸6）9）10），なくなり（Fig. 2a），入院第 16 病日に軽快退院となった．

大動脈解離に類似した胸痛や出血性ショックを呈す

1ヶ月後，4ヶ月後，10ヶ月後，16ヶ月後に造影 CT（Fig.

る2）3）5）6）9）．破裂していない場合には通常無症状であり5），2b，c）による経過観察を行ったが，動脈瘤の再発は認

検診発見例もある7）10）．
本症例は水平断の造影 CT では気管分岐下に造影効果めていない．

考のある結節影を認めたが動脈瘤と断定しえず，MPR に察よる冠状断により気管支動脈に瘤を認め診断に至った．

気管支動脈瘤は発生原因により先天性と後天性や特発気管支動脈造影では複数の気管支動脈瘤を検出しており，性，二次性などに分類される．先天性の原因としては動本疾患が否定できない場合や気管支動脈からの出血が疑

脈形成異常や Rendu-Osler-Weber 病が知られており，われる場合には気管支動脈造影を検討すべきと考えられ二次性の原因としてはシリコーシス，気管支拡張症，肺る5）6）．

癌，慢性感染，動脈硬化，サルコイドーシスなどがある1）〜7）．

破裂に至る過程は明らかではないが，大きさは関与し細菌感染，外傷により偽性動脈瘤が生じることもある4）．

ないとする報告が多い4）〜6）10）．本症例での動脈瘤の発生

気管支動脈瘤は選択的気管支動脈造影を行った中で，原因としては，二次性に気管支動脈瘤の原因となりうる

1％以下の頻度で発見されるまれな疾患である5）．気管支基礎疾患を有しておらず，また縦隔に 2 個動脈瘤が発生

動脈瘤は発生部位より縦隔型と肺内型に分類される

していることより，動脈瘤は先天的に生じていた可能性

2）
5）8）
9）

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縦隔型気管支動脈瘤破裂の 1 例

Fig. 2 （a）Chest radiograph showing improvement of right pleural effusion.（b）Chest CT after embolization showing no aneurysm.（c）Coronal CT after embolization showing no aneurysm.

Table 1

Reported cases of mediastinal bronchial artery aneurysms that presented with hemothorax

AuthorAge

Sex

Onset

Trigger

SymptonDiagnositic tool

Treatment

OutcomeIshizaki（1995）
Hofmann（1996）2）
Kalangos（1997）5）
Fukuoka（1998）
Yamamoto（2000）
Tsuji（2003）
Takahashi（2003）
Yonezawa（2005）
Karmy-Jones（2005）10）
Mizuguchi（2009）6）
Sou（2009）
Katsuda（2009）9）
Hu CX（2011）
Quenro（2011）
Seo（2011）
Misawa（2012）
Our case

25
70
50
74
74
63
74
74
78
77
57
65
67
82
41
74
59

F
M
M
M
M
F
M
M
F
F
M
M
M
M
M
M
F

acute
subacute
suddensubacute
suddensuddensuddensuddensubacute
suddensuddensuddensuddensuddensuddensuddensuddenspontaneous
spontaneous
spontaneous
spontaneous
spontaneous
spontaneous
spontaneous
spontaneous
spontaneous
spontaneous
spontaneous
spontaneous
spontaneous
spontaneous
spontaneous
spontaneous
vomiting

back pain
chest pain, back painback pain
abdominal pain
chest pain
chest pain
chest pain
chest pain
myalgia, weakness
chest pain, dyspnea
chest pain
chest pain
chest pain
chest pain, nausea
chest pain
chest pain, dyspnea
chest pain

BAG
BAG
Op
Op
BAG
BAG
Op
3D-CT
BAG
3D-CT
3D-CT
BAG
3D-CT
BAG
BAG
3D-CT
BAG

BAE
BAE
Op
Op
BAE
BAE
Op
BAE
BAE
BAE
BAEOp
Stent graft
BAE
BAE
BAE
BAE

uneventful
uneventful
uneventful
uneventful
uneventful
uneventful
uneventful
uneventful
uneventful
uneventful
uneventful
uneventful
uneventful
uneventful
uneventful
uneventful
uneventful

BAG, bronchial arteriography; Op, operation; BAE, bronchial arteryembolization.

も否定できないと思われる．
破裂に至った機序としては，気管支動脈瘤が破裂したと考えられる．本症例は胸腔穿嘔吐直後に突然に強い胸痛が生じ，その症状が持続した

刺で血胸を認めたことから原因検索を行い，気管支動脈ことから，嘔吐により胸腔内圧の上昇，血流増加が生じ，瘤破裂の診断に至った．血胸で発症した気管支動脈瘤破

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裂の症例報告例は少なく，検索した結果 16 例が報告さ引用文献れている（Table 1）．全症例で破裂を起こす引き金がなく自然発症しているが，本症例は嘔吐による胸腔内圧の上昇を契機に気管支動脈瘤破裂，血胸・縦隔血腫を生じており，非常にまれな症例と考えられる．
気管支動脈瘤は破裂すると致死的出血をきたしうるため2）12）13），無症状例や未破裂例に対してもできるだけ早期の治療が必要と考えらえられている．治療は，①気4）〜6）10）5），管支動脈塞栓術（bronchial artery embolization：BAE）②外科的治療（気管支動脈結紮術，肺葉切除，区域切除，全摘術）5）で行われることが多い．瘤が大動脈から分岐直後の気管支動脈に発生した場合には大動脈ステントでの治療例11）もあり，今後，治療の選択肢になる可能性もある．

1）下川路伊亮，小林英男，河野修一，他．肺動脈と直接連結した特発性気管支動脈瘤．日呼吸会誌 2008;
46: 202‑5.
2）Hoffmann V, Ysebaert D, De Schepper A, et al.
Acute superior vena cava obstruction after ruptureof a bronchial artery aneurysm. Chest 1996; 110:1356‑8.
3）Lioulias A, Misthos P, Kokotsakis J, et al. Recurrent
massive hemoptysis due to postbronchotomy bronchial artery aneurysm: A case report. Can Respir J2008; 15: 127‑8.
4）Suen HC, Dumontier CC, Boeren J, et al. Ruptured
bronchial artery aneurysm associated with sarcoid-BAE の適応は，未破裂例や血行動態が安定している

osis. J Thorac Cardiovasc Surg 2003; 125: 1153‑4．

症例と考えられる ．侵襲性が低く，外科的治療困難な

5）Kalangos A, Khatchatourian G, Panos A, et al. Rup-3）症例に対しても施術可能なこともあり，第一選択としている報告も多い

10）．問題点としては，①塞栓物質の大循

環への流出による臓器障害14）15），②塞栓後の再開通，側副血行路の発達による再出血12）14）15），③気管支壊死14），④
前脊椎動脈塞栓による脊髄障害14）15）がある．出血源となる責任動脈より脊髄を栄養する動脈が分枝する場合や造影剤アレルギーがある場合は禁忌である15）．塞栓物質はゼラチンスポンジ，ポリビニルアルコール，N-butyl-2cyanoacrylate（NBCA），金属コイルがある15）16）．
本症例では，血行動態が安定しており，より低侵襲なBAE による治療を選択した．動脈瘤の遠位側と近位側

tured mediastinal bronchial artery aneurysm: a dilemma of diagnosis and therapeutic approach. JThorac Cardiovasc Surg 1997; 114: 853‑6.
6）Mizuguchi S, Inoue K, Kida A, et al. Ruptured bronchial artery aneurysm associated with bronchiectasis: A case report. Ann Thorac Cardiovasc Surg
2009; 15: 115‑8．
7）高橋典明，須金紀雄，上原暢子，他．検診で発見された気管支動脈瘤の 1 例．気管支学 2001; 23: 616‑9.
8）正津昌子，坂本和裕，中山裕子，他．気管支動脈起始部に発生した縦隔型気管支動脈瘤の 1 例．気管支学 2006; 28: 526‑31.

へのコイル塞栓を試みたがガイドワイヤーが通過せず，

9）勝田倫子，望月吉郎，中原保治，他．血胸で発見さコイル塞栓を断念しゼラチンスポンジによる塞栓を選択れた気管支動脈瘤の一例．日呼吸会誌．2009; 47:

した．近年，NBCA による BAE 治療報告が散見される．NBCA は水溶性塞栓物質で，末梢までの広範な

15）
16）

血管の塞栓が可能とされるが15），組織障害性が高いとされ肺静脈シャントがある場合には禁忌とされる．しかしゼラチンスポンジ難治症例に対する，NBCA による気管支動脈塞栓の有効性を示す報告もあり15）16），今後の症例蓄積による治療適応の確立が望まれる．本症例はゼラチンスポンジによる塞栓を施行したため，再開通，再出血を懸念し，厳重な経過観察を行い，16ヶ月の経過観察
で気管支動脈瘤の再発，再出血を認めておらず良好な経895‑9．
10）Karmy-Jones R, Hastreiter D, Burdick T. Hemothorax complicating bronchial artery aneurysm. Can
Respir J 2005; 12: 279‑81.
11）Sanchez E, Alados P, Zurera L, et al. Bronchial artery aneurysm treated with aortic stent graft andﬁbrin sealant. Ann Thorc Surg 2007; 83: 693‑5.
12）Saito Y, Ueda Y, Imamura H, et al. Operative aneurysmectomy and middle lobecomy for asymptomatic bronchial artery aneurysm in young patient. Eur
J Cardiothorac Surg 2000; 18: 366‑9.

過を得られている．本疾患は血胸の原因としてはまれで13）Miyoshi K, Moriyama S, Nawa S. Broncial arteriove-あるが，外傷の既往や大動脈破裂を認めず縦隔に血腫がnous malformation with large aneurysm, resected

疑われる症例に対しては，本疾患も念頭に置くべき疾患と考えられる．本症例は気管支動脈塞栓術により良好な経過を得られており，文献的考察とともに報告した．
著者の COI（conﬂicts of interest）開示：本論文発表内容に関して特に申告なし．

by video-assisted thoracic surgery. Gen Thorac
Cardiovasc Surg 2009; 57: 162‑5.
14）倉石博，矢野量三，蓮本誠，他．外科的結紮切離術を行った気管支動脈蔓状血管腫の 2 例．日呼吸会誌．2006; 44: 415‑9.
15）田宮浩之，平野聡，森井栄，他．繰り返す喀血縦隔型気管支動脈瘤破裂の 1 例67に対して N-butyl cyanoacrylate による気管支動脈

16）Aburano H, Kawamori Y, Horiti Y, et al. Bronchial

塞栓術が有効であった一例．日呼吸会誌 2009; 47:

artery aneurysm embolization with NBCA. Cardio-427‑31．

vasc Intervent Radiol 2006; 29: 1141‑3.

Abstract

A case of ruptured mediastinal bronchial artery aneurysm with hemothorax
Naoki Omachi a,*, Saaka Hamano a, Hiroshi Wataya a, Nobuko Tsuruta a and Kazuyuki Higuchia

Department of Respiratory Medicine, Hamanomachi Hospital*Present address: Department of Internal Medicine, National Hospital Organization Kinki-Chuo Chest Medical Centera

The patient was a 59-year-old woman. She was admitted because of a sudden onset of right chest pain aftervomiting. Chest contrast CT revealed right hemothorax and hematoma in retroesopageal recess, and multiplanarreconstruction clearly revealed a bronchial artery aneurysm. The diagnosis was a ruptured bronchial artery aneurysm. We performed selective angiography of the bronchial artery, revealing two aneurysms of the right bronchial artery, and we performed bronchial arterial embolization. After successful embolization, hemothorax andhematoma improved, and it has not been seen for 16 months. A ruptured bronchial arterial aneurysm should beconsidered as one of the differential diagnoses of hemothorax.