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日呼吸誌

5（2），2016●画像診断

気管支中心性肉芽腫像を呈した肺症の 1 例

大嶋智子ａ

土屋一夫ａ

山田孝ａ

玉里滋幸ｂ

千原幸司ｂ

森木利昭ｃ

要旨：症例は 52 歳，女性．Stanford B 型急性大動脈解離後の follow up CT で，左下葉に年々増大する孤立腫瘤影を指摘され当院紹介となった．肺癌が疑われたが，CT ガイド下肺生検，気管支鏡でも確定診断を得られず，胸腔鏡下左下葉切除術を施行した．切除標本で気管支中心性肉芽腫像を認め，組織培養で Mycobac︲terium avium が同定された．M. avium 肺感染症により気管支中心性肉芽腫像を呈した例はまれであり報告する．
キーワード：気管支中心性肉芽腫，肺 M. avium 症，腫瘤影
Bronchocentric necrotizing granulomatous inflammation, Pulmonary M. avium infection,
Mass lesion緒

喫煙歴：5 本/日×5 年（25 歳から禁煙）．

言

現病歴：2010 年 1 月に Stanford B 型急性大動脈解離

気管支中心性肉芽腫症（bronchocentric granulomato-を発症し，前医で保存的に治療された．1 年後 follow upsis：BCG）は，気管支または細気管支中心性に壊死性肉CT で左下葉の大動脈近傍に異常陰影を認め，年々増大芽腫を形成するまれな病態である ．アレルギー性気管傾向となったため，2014 年 3 月に CT ガイド下肺生検を支肺アスペルギルス症（allergic bronchopulmonary as-施行された．病理組織診で壊死を伴う肉芽腫性病変を認

pergillosis：ABPA）や，多発血管炎性肉芽腫症（granu-めたが，微生物検査は抗酸菌塗抹，培養ともに陰性で確

lomatosis with polyangitis：GPA），関節リウマチにおけ定診断に至らなかった．肺癌の可能性も考えられ，精査る気管支病変の 1 病理像として知られるが，抗酸菌や真治療目的で同年 4 月当院紹介受診となった．

1）

菌による気道感染症でも BCG 様病変を呈することがあ

現症：身長 168 cm，体重 66 kg．血圧 123/58 mmHg，る2）．我々は，孤立腫瘤影を呈したため肺癌との鑑別を

脈拍 67 回/min・整．体温 36.2℃，呼吸回数 16 回/min，要し，肺切除により気管支中心性肉芽腫像を呈した肺SpO2 96％（室内気）．心雑音，肺雑音聴取しなかった．

症と診断した 1 例を経験したので報告する．

症例

患者：52 歳，女性．

検査所見（表 1）：血算，一般生化学検査に異常を認めず，腫瘍マーカーも陰性であった．真菌抗原は陰性，TSPOT® 陰性であった．
画像所見：入院時の胸部単純 X 線写真（図 1）で心陰主訴：胸部異常陰影の精査．

影に重なる腫瘤影を認めた．胸部造影 CT（図 2）では，既往歴：3 歳時肺炎，14 歳時顔面血管腫で手術，46 歳

左下葉の下行大動脈近傍に長径 9.5 cm の造影効果不良な時卵巣嚢腫で手術，48 歳時 Stanford B 型急性大動脈解腫瘤影を認めた．腫瘤内部には明瞭な血管影（CT アン離．気管支喘息を含めたアレルギー歴なし．

ギオグラムサイン）と一部に空洞がみられた．下行大動
脈は解離により偽腔が開存していた．Fluorodeoxyglu-

連絡先：大嶋 智子〒420‑8630 静岡県静岡市葵区追手町 10‑93ａ

静岡市立静岡病院呼吸器内科

ｂ

同ｃ

呼吸器外科

同 病理診断科（E-mail: kawaitomoko713@gmail.com）（Received 13 Sep 2015/Accepted 4 Nov 2015）

cose positron emission tomography（FDG-PET）で腫瘤内の下部縦隔側に maximum standardized uptake value（SUVmax）4.6 の異常集積を認めた．腫瘤の中枢側は集積を認めなかった．
入院後経過：前医での CT ガイド下肺生検結果より抗酸菌症や真菌症などの炎症性疾患が疑われたが，CT 画像所見，FDG-PET から粘液産生型細気管支肺胞上皮癌

気管支中心性肉芽腫像を呈した肺症

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表 1 入院時検査所見
血算WBC
Neut
Eos
Bas
Mon
Lyn
RBC
Hb
Plt

4,000/μl
63.5％
5％
0.5％
4.3％
26.7％
394×104/μl
12 g/dl
19×104/μl

生化学
TP
AST
ALT
LDH
BUN
Cr
NaK
Cl
T-bil
Glu

6.9 g/dl
23 U/L
18 U/L196 U/L
13.3 mg/dl
0.66 mg/dl
142 mmol/L
4.3 mmol/L
107 mmol/L
0.6 mg/dl
93 mg/dl

血清CRP
CEASCCSYFRA
proGRP
KL-6β-D glucan

0.06 mg/dl
2.1 mg/dl
0.8 mg/dl
0.9 mg/dl
32.5 mg/dl
231 U/ml
4.4 pg/ml
（−）
（−）

AgAg
感染症関連検査T-SPOT®

（−）

巨細胞を伴う類上皮細胞肉芽腫であり，Ziehl-Neelsen 染色で壊死部に抗酸菌を認めた．PAS 染色で明らかな真菌は認めず，好酸球は少数で，血管炎も認めなかった．
その後の組織培養でが同定されたことから，気管支中心性肉芽腫像を呈した肺症と診断した．周辺散布巣はなく，病変は完全に切除できたと考え，現在は後療法せずに経過観察している．

考察

気管支中心性肉芽腫症（BCG）は，Liebow が 1973 年に提唱した病理学的概念である．典型的な病理像は，気図 1 入院時胸部単純 X 線写真．心陰影に重なる腫瘤影を認める．

管支壁に全周性に形成される壊死性肉芽腫，および気管支内腔の壊死物質の充満と気管支拡張像であり2）3），bronchocentric necrotizing granulomatous inﬂammation と表現されている4）．BCG は現在のところ病理診断名であり ABPA の病理型の一つとされているが，この組織像はや悪性リンパ腫なども鑑別となった．気管支鏡検査ではほかに GPA や関節リウマチの気管支病変，抗酸菌，真菌可視範囲に異常はなく，左 B10b より肺生検を施行したなどの気道感染症でも生じるため，さまざまな疾患とのが病理検査，微生物検査ともに異常所見を認めなかっ鑑別を必要である2）5）．また画像所見上，腫瘤影を呈するた．悪性疾患の可能性が否定できないため，胸腔鏡下左ことが 20〜60％と多く，肺癌との鑑別も要する6）．

肺下葉切除術を施行した．左下葉に腫瘤を認め，下行大本症例でも，画像上，年々増大する孤立腫瘤影を呈し，動脈と索状の癒着がみられたが強固ではなかった．腫瘤

FDG-PET で腫瘤内部に異常集積を認めたことから，肺の穿刺細胞診および術中迅速診断で悪性所見を認めな癌など悪性腫瘍の可能性も考えられた．肺切除の結果病かったため左下葉切除のみで手術を終了した．

変は，内腔に壊死物質が充満し拡張した気管支が多結節

病理所見：病変部は大きさ 10×5×3 cm，黄白色の壊状に集まり，周囲の無気肺と合わさることで頭尾側方向死を伴う多結節状の病変であった（図 3）．これらの病変に長い腫瘤性病変を形成していたことが明らかになっ部では，気管支壁に沿い肉芽腫が多数形成され，内腔にた．病変内部には正常血管の走行がみられ CT アンギオ

壊死物質や粘稠な分泌物が充満し，気管支は拡張していグラムサインの成因と考えられた．CT でみられた空洞た．周囲にはリンパ球，形質細胞が浸潤し，肺胞の虚脱は壊死栓が脱落した気管支であった．病理学的に BCG

線維化を伴っていた．線毛円柱上皮を有する正常気管支像を認めたが，術前の臨床症状，血液検査，組織像のいが肉芽腫により破壊・置換されつつある像もみられた．

ずれも ABPA や血管炎を疑う所見はみられなかった．

これらの所見は気管支中心性肉芽腫症にみられる組織像

肉芽腫は Langhans 型巨細胞を伴う類上皮細胞肉芽腫で（bronchocentric necrotizing granulomatous inﬂamma-あり，壊死部に Ziehl-Neelsen 染色で抗酸菌を認め，組織tion）に合致していた（図 4）．肉芽腫は，Langhans 型培養でが同定されたことから，抗酸菌感染に

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日呼吸誌

5（2），2016ab

図 2 入院時胸部造影 CT．（a）水平断，（b）冠状断．左下葉の下行大動脈近傍に長径 9.5cm の造影効果不良な塊状腫瘤影を認める．腫瘤内部には空洞と明瞭な血管影（CT アンギオグラムサイン）がみられる．下行大動脈は解離により偽腔が開存している．

図 3 切除標本割面．大きさは約 10×5×3 cm，黄白色の壊死を伴う病変が多結節状に存在し，全体として腫瘤を形成していた．内部に正常血管の走行がみられた．

図 4 病理組織所見．気管支壁に全周性に肉芽腫が形成され，内腔に壊死物と分泌物が充満し気管支は拡張している（hematoxylin-eosin 染色，4 倍）．

より BCG 像が形成されたと考えられた．病変は急性 B型大動脈解離発症後に下行大動脈近傍に出現しており，大動脈径拡大が気道の圧排性狭窄や気道クリアランスの低下を招き，本症の病態形成に関与した可能性が考えら

対 し 開 胸 生 検 で BCG 様 病 変 を 認 め， 組 織 培 養 でが検出され確定診断に至っていた．
前述のように抗酸菌感染症ではまれに BCG 像を呈するが，典型的な肺 MAC 症の組織像と比較すると以下のれた．
我が国で BCG と診断された症例は，検索しうるかぎ点で異なっている．肺 MAC 症では，病変の主座は，肺り 25 例報告されている．平均年齢は 51.8 歳，男女比や肺胞道，呼吸細気管支であるが8）9），BCG ではより中枢14/10（不明 1）で，原因別に ABPA 10 例，肺クリプトの気管支であり肺実質病変は乏しい3）5）．また肺 MAC 症

コッカス症 1 例，肺ムコール症 1 例，症 1 例，における気管支拡張は，慢性炎症により平滑筋，弾性線びまん性汎細気管支炎 1 例，肉芽腫性ぶどう膜炎 1 例，維，末梢神経が変性・萎縮した結果，弛緩性に生じると原因不明 10 例であった．画像所見上，結節または腫瘤影されるが9）10），BCG では気管支壁の肉芽腫形成に伴い内は 16 例（65％），浸潤影 7 例（26％）で，上葉の病変が腔への壊死や粘液が充満することで拡張する．また半数を占めており，確定診断や治療のため手術を要した

BCG は肉芽腫が不完全で，乾酪壊死や Langhans 型巨細症例は 18 例（72％）であった．抗酸菌感染症による BCG

胞が少ないとも報告されている11）．BCG 像はまれな肉芽像の報告は 1993 年の寺本らの 1 例 のみであり，症例は腫性反応として興味深く，悪性腫瘍との鑑別に苦慮する

特に喘息歴や免疫機能低下のない中年女性で，腫瘤影に場合もあるため今後も症例の蓄積と検討が必要であると

7）気管支中心性肉芽腫像を呈した肺考えられた．

症

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著者の COI（conﬂicts of interest）開示：本論文発表内容に関して特に申告なし．

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Abstract

Bronchocentric necrotizing granulomatous inflammation caused by
Mycobacterium avium infection
Tomoko Oshima a, Kazuo Tsuchiya a, Takashi Yamada a, Shigeyuki Tamari b,Koji Chihara b and Toshiaki Moriki ca

Department of Respiratory Medicine, Shizuoka City, Shizuoka Hospitalb
Department of Thoracic Surgery, Shizuoka City, Shizuoka Hospitalc
Department of Pathology, Shizuoka City, Shizuoka Hospital

A 52-year-old woman was referred to our hospital because an abnormal shadow appeared in a chest computed tomography to follow up on her type B aortic dissection. The CT showed a slow-growing solitary mass lesionin the left lower lobe. We considered the lesion to be lung cancer, but a CT-guided biopsy and a transbronchial biopsy failed to make a diagnosis. Therefore we performed a left-lower lobectomy. The pathological findings of theresected specimen were a bronchocentric necrotizing granulomatous inflammation. Also,
was isolated from the specimen, and other microorganisms were not detected. The patient had neither symptoms of bronchial asthma nor eosinophilia. We reported here a rare case of bronchocentric necrotizing granulomatous inflammation caused byinfection with a solitary mass lesion.