症例報告

Vater 乳頭部 adenomyoma の１切除例（胆管内超音波所見に着目して）松本

学也１） 横浜

Kakuya Matsumoto

平野

Shiro Yokohama

史倫２） 斉藤

Fuminori Hirano

唐崎吏郎１） 高添裕樹２）

Hiroki Saito

愛２） 安尾Ai Takasoe

和裕１）Kazuhiro Yasuo

朋２） 玉川柏谷

Tagui Kashiwaya

忠克１） 西村

辻

Tadakatsu Tsuji

進３） 今井Susumu Tamakawa

Hideo Nishimura

浩二４） 三代川斎之５）

Koji Imai

Naoyuki Miyokawa

秀則６）

Hidenori Karasaki

１）

旭川医療センター
２）

総合内科

同

消化器内科

同

病理診断科

３）
４）

旭川医科大学

消化器外科

５）

旭川医科大学病院

病理診断科

６）

札幌東徳州会病院

要外科

旨

胆嚢結石術後総胆管結石の再発で発症し、精査にて下部胆管癌の診断で手術が行なわれた症例を経験した。永久標本の病理組織では、ごく軽度の異形を示す上皮と筋線維の不規則な走行と過形成、その中に拡張した異形のない腺管の集簇からなる病変で、Vater 乳頭部のadenomyoma の診断であった。術前の内視鏡下生検を含めて積極的に adenomyoma と診断できる所見には乏しかったが、胆管内超音波では病変組織の拡張した腺管構造を示す aechoic areaの集簇像が明瞭に描出されておりこの疾患の特徴を反映しているものと思われた。稀な疾患であることから現在まで胆道 adenomyoma の診断体系は確立しておらず、このような検査所見が悪性疾患との鑑別診断に有用である可能性が示唆された。
キーワード：胆道 adenomyoma 胆管内超音波

松本学也

NHO 旭川医療センター 総合内科
〒 070-8644 北海道旭川市花咲町 7 丁目 4048 番地
Phone: 0166-51-3161, Fax: 0166-53-9184
E mail: kmatsumo@asahikawa.hosp.go.jp― 27 ―

英夫２）

はじめに胆道 adenomyoma は良性疾患と考えられており、その殆どが胆嚢より発生する。Vater 乳頭部に発生するのは稀で、術前診断が時に難しく悪性疾患を除外できずに過大な外科的治療が行なわれることも多い。
今回、胆嚢結石の術後８年で再発した総胆管結石の精査中に下部胆管に腫瘤を指摘された症例を経験した。下部胆管癌の診断で亜全胃温存膵頭十二指腸切除術が行なわ

図２ (a) Vater 乳頭の粘膜不整や腫大を認めない。
(b) 胆管末端に表面平滑な陰影欠損像（⇒）胆管内を移動する結石（▲）を認める。

れ、最終病理診断は Vater 乳頭部を主座とし下部胆管まで及ぶ adenomyoma であった。Retrospective に病理
組織と術前検査所見を対比してみると、adenomyomaの病理学的特徴が胆管内超音波で非常に良く捉えられていた。これまでの報告では胆管内超音波で本疾患の特徴を指摘したものはなく、今回考察をまじえ報告する。

症

図３ 胆管末端 (a) から Vater 乳頭部胆管 (b) にかけて内腔に突出する境界明瞭で内部粗造な低エコー腫瘤を認める（⇨）。

例

患者：70 歳代男性
主訴；黄疸図４ 摘出標本では下部
胆管末端〜 Vater 乳頭部胆管内腔（⇨）に明らかな腫瘤は指摘できない。

既往歴；68 歳時上腕骨骨折
家族歴；叔母が子宮癌
現病歴；８年前に当院にて胆嚢結石、総胆管結石にて内視鏡的乳頭括約筋切開術 (EST) 及び砕石術、その後開腹下胆嚢摘出術を受けている。今回黄疸にて近医より紹介され当院消化器内科に紹介入院となった。
嗜好；飲酒、喫煙ともになし
入院時現症；身長 151cm

体重 55.5kg

腹部に圧痛なし。右季肋下の手術痕あり。発熱なし。
入院時血液検査所見；白血球 4800/μl、CRP 2.68mg/
dl、T-Bil 0.61mg/dl、AST 27IU/l、ALT 74IU/l、ALP

図１ 造影 CT 早期相

下部胆管末端に早期より染影効果を示す壁肥厚を認める。

― 28 ―

図５；病理組織所見 (a) ルーペ像 Vater 乳頭〜下部胆管の結節状の壁肥厚（▲）を認める。HE 染色で同部位
は筋線維の不規則な走行を伴う過形成と、その中に分布する異型に乏しい拡張した腺管の集簇からなる病変として認められた (b、c)。内腔側の上皮細胞に異型を認めない (d)。Ki-67 は主病変近傍の胆管内腔側よりも深部の腺管上皮と胆管周囲付属腺で一部陽性であった (e、f)。
300IU/l、γ -GTP 314IU/l、CA19-9 15.1U/ml、CEA 1.3U/
ml であった。

これらの検査所見より、下部胆管癌（Stage Ⅰ）と診断、旭川医科大学消化器外科に転院し、亜全胃温存入院時画像所見；MRCP では総胆管内に 10mm 大膵頭十二指腸切除術が行なわれた。

の結石を疑う signal void を認めたが下部胆管〜 Vater

切除標本および病理組織所見；摘出標本では下部胆乳頭には異常を指摘できなかった。CT では下部胆管

管末端〜 Vater 乳頭部胆管内腔に明らかな腫瘤は指摘末端に早期より染影効果を示す壁肥厚を認めた（図できなかった（図 4）。病理組織所見では、Vater 乳頭1）。超音波内視鏡（オリンパス社製 EU-M2000）では、部〜下部胆管の結節状の壁肥厚（図 5a）を認め、HE下部胆管末端に低エコー腫瘤を認めた。

染色で同部位は筋線維の不規則な走行を伴う過形成

内視鏡的逆行性胆道造影および胆管内超音波；内と、その中に分布する異型に乏しい拡張した腺管の小視鏡観察では Vater 乳頭の粘膜不整や腫大なし（図集簇からなる病変として認められた（図 5b-d）。Ki-672a）。胆管末端に小腫瘤を疑う陰影欠損像と総胆管内は主病変近傍で内腔面よりも深部の腺管上皮と胆管周の結石を認めた（図 2b、2c）。胆管内超音波はオリン

囲付属線で一部陽性であった（図 5e、5f）。p53 は陰パス社製 UM-G20-29R(20MHz) を用いた。胆管末端か性であり、Vater 乳頭部の adenomyoma と診断された。

ら Vater 乳頭部胆管にかけて内腔に突出する境界明瞭

術後経過；術後５年４か月の経過で問題なく経過観で内部エコー粗造な腫瘤を認めた（図 3a、3b）。同部
位からの生検では、軽度核異型のある細胞からなる粘膜を認めた。異型は強くないが、p53 が 30-50% 陽性、察中である。

考察

胆道の adenomyoma は adenomyomatous hyperplasia、

MIB-1 は 80% 程度で陽性であった。

― 29 ―

myoepithelial hamartoma、adenomyomatous hamartoma、
1）

も多い。そのため内視鏡的な乳頭切除術や EST によadenomyosis と同義として使われることが多く 、発る深部までの組織採取にて術前の確定診断の精度を上育の緩徐な良性疾患と考えられている。その殆どが胆げる試みもなされている 10，18，19）。しかし膵炎をはじ嚢より発生し、Vater 乳頭部の adenomyoma は非常にめとする重篤な合併症をきたす可能性もあり 20）、慎

稀とされる１，２）。adenomyosis を伴う Vater 乳頭部癌の重に適応の判断をすべきである。術中迅速病理診断が報告があるが、malignant potential を持つかどうかは一

過大侵襲の治療を回避するのに有用であった。という

３，４）

定の見解は得られていない

報告 21）もある一方で、迅速病理診断でも困難であっ。

臨床的には、腹痛、黄疸、発熱、嘔気嘔吐などの症た症例 22，23）も報告されている。そのため、病理診断状を呈することが多く５−９） また、膵炎を来した症例の精度を上げるために、免疫組織学的な方法を用い

10，11）た Mucin 発現パターンでの検討 24）や、サイトケラチも報告されている。

一 方 で、 剖 検 例 の 50-70% に お い て 胆 道 にadenomyoma 様 構 造 を 認 め る と い う 報 告12，13）

ンの SUR¿OLQJ での検討が行なわれており、CK7 陽性、があ

CK20 陰性、増殖マーカー (Ki-67) が低いこと、細胞る。本疾患とは無関係にたまたま画像検査が行なわ

質でのα -SMA の強い発現が特徴であることがわか

２）

れて見つかった例もあり 、それゆえに、多くの胆道ってきた 2，25）。本症例では Ki-67 は主病変の近傍、内adenomyoma は無症候であろうとの意見もある 14）。

腔よりも深部の腺管上皮と胆管周囲付属腺で一部陽性

本症例では、Retrospective に見ると８年前の入院ので、主病変の腺管では多くが陰性であった。術前の生際の CT でも早期より染影効果を示す下部胆管壁の肥検でも Ki-67 陽性の上皮細胞が多く認められ、この結厚を指摘できる。今回の CT 所見と似通っており、８果を考慮して悪性度の高い病変であると考えた。しか年前にも adenomyoma が存在し、EST 砕石治療後は無し、近年の様々な研究の結果、乳頭部は肝門部、胆嚢症候で経過していたものと推測される。

頚部とともに胆道では胆管周囲付属腺が多く、この付は、良性、非腫瘍性属腺は progenitor cell と考えられており 26）、Sutton ら病変であるため、有症状例の治療は内視鏡的切除や外は正常の胆管上皮細胞での Ki-67 発現は低いが、炎症科的な腫瘍摘出が有効であると述べている。しかし多や虚血性変化では、深部の腺管や胆管周囲付属腺で多くが術前の確定診断ができず、本症例の様に膵頭十二く発現すると報告している 27）。生検では、得られる

指腸切除術などの過大な外科的手術となってしまう２，

組織が小さく、胆管内腔の表層か、深部か、付属腺か、

９，16，17）

いずれの腺管上皮細胞かの判別が困難な場合もあると治療に関しては、Bedirli ら

15）

ため、術前診断が重要である。

診断は主に画像と ERCP 時の生検による病理診断思われる。本症例でも、総胆管結石を発症した後でもでなされるが、Vater 乳頭部の深部の組織までは採取あり永久標本での免疫組織染色結果からは、サンプリが難しく、生検を付加しても確定診断に至らないこと

ングエラーであった可能性が考えられた。やはり免疫図６ 病変内部の拡張した腺管構造は、管腔内超音波では aechoic area の集簇像として明らかに描出されていた。また、不規則な筋線維増生と腺管過形成が混在している部分は、音響インピーダンスの差を反映してか高エコ
ーと低エコーが混在した粗造なエコー輝度の混在を呈していた (a、b)。
（c）超音波内視鏡で得られた画像では（12MHz）、内部がやや粗い低エコー腫瘤としか判断できない。

― 30 ―

組織学的な検討も深部の組織まで採取した検体での検胞に被われる

討が望ましいと思われる。

様変化を示す、と報告している。本症例で見られた③全例において、腺管の一部は嚢胞Vater 乳頭部 adenomyoma の画像診断の特徴として、

aechoic area はまさにこの嚢胞様変化を来した腺管構

胆管像では、不整のない胆管末端の陰影欠損や狭窄像造であり、adenomyoma の病理学的な特徴を高周波のの他は特徴的な所見に乏しいとされ、CT 所見の特徴

超音波にて描出しているものと考える。

としては造影早期相において肥厚した胆管壁がリング

術前診断で大切なことは、鑑別診断として本疾患を状濃染をきたす、均一で弱い染影効果を示すなどの他、念頭に入れることである。本症例でも、８年前の画像

胆道拡張、辺縁が平滑、球形で境界明瞭な腫瘤像とのとの対比や術前の生検組織の免疫組織学的な検討、さ報告がある。超音波内視鏡 (EUS) では、低またはやらには胆管内超音波所見を詳細に検討することで術前や高エコー、内部に低エコー領域を伴う高エコー腫瘤に adenomyoma を疑うことが可能であったかもしれなとの報告があり様々である

10，28 − 31）。管腔内超音波は、い。

高周波 (12-20MHz）で高い空間分解能をもつという特本疾患で重要と思われるのは、胆道の粘膜上皮より性から、主に消化管の表在病変における深達度診断にもその深部での腺管と平滑筋線維の増生を特徴として用いられている。Vater 乳頭部病変に対する胆管内超いるという点であり、これが ERCP 施行時の生検や胆32）が腺腫と腺癌の進展度診断に管像による診断を困難にさせている一因といえる。深

おいて有用であると報告している。Vater 乳頭部を含部までの評価可能な組織採取は、内視鏡的乳頭切除やむ胆道 adenomyoma に関して、胆管内超音波をおこな

術中の迅速病理という侵襲の高い方法によってのみ可音波に関して、Ito ら

31）の報告した一例のみである。
「乳能であり、その適応を判断する補助診断との一つとし頭状の高エコー」とのみの記述で、病理との対比や内て、病変の深部を詳細に評価する横断画像として、も部エコーの詳細な検討の記述はない。

っとも空間分解能の高い胆管内超音波は有用ではないった報告は羽場ら

今回、Retrospective に本症例の病理像と術前の EUSだろうか？胆管癌や乳頭部癌などの悪性疾患をはじめ所見、胆管内超音波所見の対比をおこなった。十二指とした他の鑑別疾患と比較した今後の症例を集積して腸固有筋層との位置関係から、病理の割面と対比可能

検討する意義があるものと考える。

な画像が得られていると判断された、胆管が二指腸筋層を貫通する部分の直上（肝臓側）の下部胆管内病変の部位で検討を行なった。胆管内超音波では病変組織での拡張した腺管構造を示す aechoic area の集簇像が本稿の要旨は第 47 回日本胆道学会（2011.9.17 宮崎）にて発表した。（一部改編）

引用文献

明らかに描出されていた。また、不規則な筋線維増生

1) Albores-Saavedra J, Henson DE, Klimstra DS.

と腺管過形成が混在している部分は、音響インピーダ

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ンスの差を反映してか高エコーと低エコーが混在した

ducts, and ampulla of Vater. Washington, D.C.: Armed Forces

粗造なエコー輝度の混在を呈していた（図 6a、6b）。

Institute of Pathology; 1998;348

一方で EUS で得られた画像では（12MHz）、内部が2) Handra-Luca A, Terris B, Couvelard A, et.al. Adenomyoma andやや粗い低エコー腫瘤としか判断できなかった（図adenomyomatous hyperplasia of the Vaterian system: clinical,6c）。

pathological, and new immunohistochemical features of 13

胆道における adenomyoma の病理学的な特徴についていくつかの提唱 4，25，33 − 35）がなされているが、共通に認識されているのは異型のない円柱または立方上

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は 13 例の乳頭部 adenomyomaの過形成腺管の特徴を詳細に検討している。その特徴
は、①大きな管腔とその周囲に存在する小さな管腔による小葉構造- Fasc. 23 : Tumors of the Gallbladder, Extrahepatic Bile Ducts,②１層の異型のない立方または円柱細and Vaterian System 2015;589
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