日本放射線科専門医会・医会学術雑誌
J Jpn Coll Radiol 2024; 4: 25 - 30

症例報告

巨大な膵リンパ上皮嚢胞の1 例杉浦和紗1），福澤拓哉2），渡辺智文1），岡庭優子1），武井一喜1）
酒井宏司3），平栗 学3），堀米直人3），佐野健司4）
飯田市立病院 放射線科
信州大学 画像医学教室
3）
飯田市立病院 外科
4）
飯田市立病院 病理診断科
1）
2）

キーワード

Lymphoepithelial cyst, Pancreatic neoplasm, Pancreatic cystic disease
Magnetic resonance imaging, Computed tomographyⒸ日本放射線科専門医会・医会

緒言

腹部超音波検査（図 1）：左上腹部にコンベックス型プ膵リンパ上皮嚢胞は膵の嚢胞性病変の 0.5％以下とさローブの視野範囲に収まらない巨大な低エコー腫瘤を認れる稀な良性疾患である 。多様な画像所見を呈するためた。病変は境界明瞭であり，内部には浮遊する多数の

1）

め他の膵嚢胞性病変との鑑別は困難とされる が，いくつ
2）かの特徴的な画像所見が報告されている。今回我々は，術前の画像検査で嚢胞内容の角化物を反映したと思われる特徴的な画像所見を認めたが，確定診断に至らず，開腹手術を施行した巨大なリンパ上皮嚢胞の 1 例を経験した。文献的考察を加えて報告する。

症例

63 歳，男性。
主訴：なし。
現病歴：蛋白尿および潜血尿の原因精査目的に近医より

図 1 腹部超音波検査所見
左上腹部に巨大な低エコー腫瘤を認め，内部には浮動する点状高エコー像を多数認めた（矢頭）。脾門部寄りの壁沿いに充実成分を認めた（矢印）。

紹介。精査目的に行われた腹部超音波検査で腹腔内に巨大な嚢胞性腫瘤を認めた。
既往歴：高血圧症，高尿酸血症，肺気腫，腹部大動脈瘤。
血液生化学検査：生化学では特記すべき異常所見は認Fig.1 Abdominal ultrasonography
A huge hypoechoic mass is seen in the left upper
quadrant, with numerous punctate hyperechoic dots
floating within (arrow head). A solid component isobserved along the wall near the splenic hilum (arrow).

めなかった。腫瘍マーカーでは CEA 13.0 ng/mL（正常値：5.0 ng/mL 以 下 ），CA19 - 9 622.4 U/mL（ 正 常 値：37.0 IU/mL 以下）と上昇を認めた。

受領：2024 年 2 月 22 日

採択：2024 年 6 月 14 日

責任著者：渡辺 智文
飯田市立病院 放射線科
〒395-8502 長野県飯田市八幡町 438
E-mail: tomofumi1965@gmail.com

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点状高エコー像を伴っていた。また，内部に厚みのある性嚢胞腫瘍（mucinous cystic neoplasm：MCN），膵リンパ充実成分が見られ，ドプラ法で内部に血流信号を認めた。

上皮嚢胞，膵内副脾から発生した epidermoid cyst など

腹部 CT（図 2）：左上腹部に 138×80×212 ㎜大の境界明が考えられたが，画像診断での術前診断には至らなかっ瞭な多房性嚢胞性腫瘤を認めた。膵尾部は腫瘤後壁にた。病変のサイズが大きいこと，充実成分が存在し，腫沿って引き延ばされたように扁平化しており，膵由来の瘍マーカーの上昇があることなどから，悪性腫瘍が否定病変と考えられた。嚢胞内部の貯留物は 50～60 HU 程できず，膵尾部切除術および脾合併切除術が施行された。

度の均一な濃度を示した。脾門部寄りの壁沿いには長径

手術所見，肉眼所見（図 4）：病変は 20×12 ㎝大の多房性42 ㎜大の分葉状の辺縁を有する充実成分を認めた。腹嚢胞性病変であった。内容物は肉眼的に黄土色のクリー部超音波検査で認めた充実成分に合致する所見と考えらム状の液体であった。嚢胞は平滑な内面を基調としていれ，同部位には造影効果を認めた。

たが，乳頭状の隆起が複数見られ，最大の隆起は画像検

腹部 MRI（図 3）：嚢胞性腫瘤の内容は脊柱管内の脳脊髄査で指摘された充実成分と一致する局在であった。

液と比較して T1 強調像で均一な高信号，T2 強調像で均病理所見（図 5）：嚢胞内面は成熟重層扁平上皮と非腫瘍一な低信号を示した。充実部分は T1 強調像及び T2 強調性のリンパ装置で覆われており，膵リンパ上皮嚢胞と診像上，脾実質と等信号を呈した。

断された。画像検査で指摘された充実成分は嚢胞壁と連入院後経過：病変は膵多房性嚢胞性病変で，T1 強調像続し，間質結合織を多く含んだ乳頭状の構造であった。

高信号，T2 強調像低信号を示す粘稠な粘液などの内容が嚢胞壁および充実成分の重層扁平上皮には角化が見ら疑われ，充実成分を有していた。膵管内乳頭粘液性腫瘍

れ，嚢胞内腔面への角化物の脱落が見られた。

（intraductal papillary mucinous neoplasm：IPMN），粘液

術後経過：術後 11 日目，経過良好につき退院となった。

ABC

図 2 腹部 CT 所見
A : 単純 CT
B : 造影 CT
C : 造影 CT（A，B より尾側のスライス）。脾門部寄りの壁沿いに充実成分を認めた。
膵尾部前面に 138×80×212 ㎜の境界明瞭な嚢胞性腫瘤を認めた（A，B：矢印）
同部は複数の点状石灰化を有し，造影 CT 上，明瞭に濃染された。
（A，B：矢頭）。単純 CT では内容物は 50～60HU 程度の均一な軟部濃度を示した。膵尾部は腫瘤後壁に沿って引き延ばされたように扁平化しており，膵由来の病変と考えられた（C：矢印）。腫瘤内に濃染される隔壁構造が認められる。
（C：矢頭）
Fig.2 Abdominal CT findings
A : Non-contrast CT
B : Contrast-enhanced CT
C : Contrast-enhanced CT (caudal to A and B)
A well-circumscribed cystic mass measuring 138×80×212 mm is observed in the anterior surface of thepancreatic tail (A, B: arrows). A solid component with multiple punctate calcifications, which are clearly enhanced on contrast-enhanced CT, is observed along the wall near the splenic hilum (A, B: arrowheads). Noncontrast CT shows that the contents have a uniform density of 50-60 HU. The pancreatic tail appears flattened along
the posterior wall of the mass, suggesting a lesion originating from the pancreas (C: arrow). Within the mass, enhanced
septal structures are observed (C: arrowheads).

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AB

図 3 腹部 MRI 所見
A : T1 強調像
B : T2 強調像
嚢胞性病変の内容は脊柱管内の脳脊髄液と比較して T1 強調像で均一な高信号，T2強調像で均一な低信号を示した（A，B：矢印）。超音波検査所見や CT 所見と同様に充実成分を認めた。同部は脾実質と等信号を呈した（A，B：矢頭）。
Fig.3 Abdominal MRI findings
A : T1-weighted image
B : T2-weighted image
The contents of the cyst show uniformly high signal intensity on the T1-weighted
image and uniformly low signal intensity on the T2-weighted image compared tothe cerebrospinal fluid in the spinal canal (A, B: arrows). Similar to the ultrasoundand CT findings, a solid component is observed, which shows the same signal
intensity as the splenic parenchyma (A, B: arrowheads).

AB

図 4 切除標本
A : 病変内腔
B : 嚢胞内容
嚢胞内には乳頭状の隆起が複数散見され，最大の隆起は画像検査所見上の充実成分に一致していた（A：矢頭）。
嚢胞内容は黄土色のクリーム状の液体であった（B）。
Fig.4 Surgical Specimen
A : Cut surface of the specimen
B : cystic contents
Multiple papillary projections are found along the cyst wall, and the largest one (A: arrowhead) corresponds tothe solid component seen on imaging. The contents of the cyst are a yellowish clay-colored creamy liquid (B).

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図 5 病理所見（HE 染色）
A : 嚢胞壁（強拡大）
B : 充実成分（弱拡大）＊: 嚢胞内腔
嚢胞内面は成熟重層扁平上皮（A：矢頭）と非腫瘍性のリンパ装置（A：矢印）で覆われていた。重層扁平上皮には角化が見られた。画像検査で指摘された充実成分（B）は重層扁平上皮で覆われた間質結合織とリンパ装置からなる乳頭状構造であった。嚢胞内腔面に角化物の脱落を認めた（B：矢頭）。
Fig.5 Histopathology of the cyst wall ( ＊：cystic lumen)
A :	T he inner surface of the cyst is covered with mature squamous
epithelium (arrowhead) and non-neoplastic lymphoid tissue (arrow).
Keratinization is seen in some parts of the squamous epithelium.
B :	The solid component has a papillary structure similar to that of thecyst wall with some interstitial connective tissue. Keratinized material
shedding is observed within the cystic cavity (arrowhead).

考察

リンパ上皮嚢胞全体のうち，手術を回避できるのは 20％以下という報告もある 。

膵リンパ上皮嚢胞は膵の嚢胞性病変の 0.5％以下とされ4）る稀な良性疾患である。1985 年に Luchtrath ら によっ膵リンパ上皮嚢胞は男女比 4：1 と明らかに男性に多てはじめて報告された。今日までに 200 例以上の報告がく，とくに 50 歳台の中年に好発する 。約半数は無症状なされている が，小規模な症例報告がその大部分を占で画像検査により偶発的に発見される 。また，約半数める。リンパ上皮嚢胞は，異型のない扁平上皮に裏打で，嚢胞内圧の上昇などの機序により，血清 CA19 - 9 値ちされた成熟リンパ組織に囲まれた嚢胞性病変であり，の上昇を認めるとされる 。本症例も中年男性例であり，malignant potential を有さない良性病変である 。膵嚢胞血清 CA19 - 9 値の上昇を認め，臨床背景は典型的と考え性病変のうち，扁平上皮で被覆される点が類似した膵リられた。

3）

1）

4）

4）

7）1）

ンパ上皮嚢胞，epidermoid cyst，dermoid cyst の 3 種類を画像所見では，膵リンパ上皮嚢胞は単房性または多房総括して squamous-lined cysts of pancreas と同一範疇の性の嚢胞性病変であり，外方向発育性で，膵管との交通非腫瘍性嚢胞と捉える概念も報告されている 。リンパ上や主膵管の拡張は見られないとされる 。膵のいずれの皮嚢胞は臨床所見や画像所見から診断が得られれば原則，部位からの発生も見られ，好発部位についての一定の見経過観察が行われ，手術を回避できる可能性がある 。

解は得られていない

しかし，疾患特異的な臨床所見・画像所見に乏しく，他

Groot ら による連続 29 例の解析では大きさの中央値はの膵嚢胞性病変，とくに MCN や IPMN などの膵嚢胞性4.0 ㎝であり，文献で収集し得た範囲でも病変は最大 22 ㎝

腫瘍性病変との鑑別は困難な場合も多い。このため，膵と報告されている 。本症例は，画像上の最大径が 21 ㎝，5）4）6）。本症例も同様の所見であった。

2，4）

4）

8）

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結病理標本上の最大径が 20 ㎝ときわめて大きい点が特徴的であった。

論

巨大な膵リンパ上皮嚢胞の 1 例を経験した。病理像と膵リンパ上皮嚢胞の内容物は角化物を伴うことがあり，の対比により，本症例において画像所見による膵リンパその濃度によって多様な画像所見を呈する 。本症例で上皮嚢胞の診断に至れた可能性が示された。膵リンパ上は，病理組織像上，嚢胞内腔面に角化物の脱落が見られ，皮嚢胞は良性病変だが，血清 CA19 - 9 値の上昇や充実成嚢胞内容は角化物を含むことが明らかであった。この角分を含むことがあると念頭に置き，嚢胞内容の CT 値や化物を反映した画像所見が比較的特徴的であると考えら

MRI 信号強度を注意深く観察することで，本疾患を鑑別れた。角化物を含有する膵リンパ上皮嚢胞の画像所見との上位に上げることは可能と考えられた。

6）

して，Ueno ら は嚢胞内容液中に浮動する点状高エコー
9）

参考文献

像を認めたことを報告しており，本症例も同様の所見

1） Adsay NV, Hasteh F, Cheng JD, et al: Lymphoepithelial
Cysts of the Pancreas: a report of 12 cases and a reviewof the literature. Modern Pathology 2002; 15: 492-501.
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cyst of the pancreas: A case report and summary of imaging features of pancreatic cysts. Int J Surg Case Rep
2019; 55: 192-195.
3） Luchtrath H, Schriefers KH: A pancreatic cyst with features of a so-called branchiogenic cyst. Pathologe 1985;
6: 217-219.
4） Groot VP, Thakker SS, Gemenetzis G, et al: Lessons
learned from 29 lymphoepithelial cysts of the pancreas:
institutional experience and review of the literature.
HPB (Oxford) 2018; 20: 612-620.
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cyst of the pancreas: Radiological Pathological correlation. Clinical Radiology 2014; 69: 880-886.
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Distal Pancreatectomy. Case Rep Gastrointest Med.
2016; 2016: 1-6.
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2023; 408(1): 82.
9） Ueno S, Muranaka T, Maekawa S, et al: Radiographicfeatures in lymphoepithelial cyst of the pancreas. AbdomImaging 1994; 19(3): 232-234.
10）Nam SJ, Hwang HK, Kim H, et al: Lymphoepithelial
cysts in the pancreas: MRI of two cases with emphasis ofdiffusion-weighted imaging characteristics. J Magn Reson
Imaging 2010; 32(3): 692-696.

だった。また，単純 CT においては内部 CT 値の上昇 ，
6）

MRIにおいては自由水と比較してT1強調像の信号上昇，T2 強調像の信号低下 などが報告されており，本症例も6）合致していた。膵リンパ上皮嚢胞の鑑別で問題となる膵
嚢胞性腫瘍性病変では，嚢胞内容液が粘液成分や出血成分を含む場合に多彩な画像所見を呈する。しかし，膵嚢胞性腫瘍性病変が粘液成分を含む場合においては，嚢胞内容液が T2 強調像で低信号を示すほどに蛋白濃度が上昇することは稀である。また，出血成分を含む場合では，T2 強調像において不均一な信号を呈することが多い。本症例のように，膵嚢胞性病変において嚢胞内容がT2 強調像で均一な低信号，T1 強調像で均一な高信号を示す所見は，内部に高濃度の角化物を含む膵リンパ上皮嚢胞に特徴的な所見と考えられた。また，本症例では撮像を行っていないが，拡散強調像において嚢胞内容液が高信号を示す点も角化物を含有するリンパ上皮嚢胞に特徴的な所見の 1 つとされており ，鑑別診断の一助にな
10）

りうる。
膵リンパ上皮嚢胞では病変内部に造影効果を伴う充実成分を伴うことが報告されている。報告の多くは症例5，6）報告であるが，単一施設での連続 12 例の膵リンパ上皮嚢胞を検討した Khristenko ら は，うち 50％で画像上認8）

識できる充実成分を認めたと報告している。本症例においては，造影効果を伴う充実成分の存在により悪性腫瘍を否定しきれなかったため，手術が施行された。リンパ上皮嚢胞においては充実成分の存在は悪性所見を示唆しないが，他の膵嚢胞性腫瘍では悪性を考慮する重要な所見であり，鑑別に苦慮する原因となりうる。

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Case Report

Huge Lymphoepithelial Cyst of the Pancreas:
A Case Report
Kazusa Sugiura1）, Takuya Fukuzawa2）, Tomofumi Watanabe1）
Yuko Okaniwa1）, Kazuyoshi Takei1）, Hiroshi Sakai3）
Manabu Hiraguri3）, Naoto Horigome3）, Kenji Sano4）
Department of Radiology, Iida Municipal Hospital
Department of Radiology, Shinshu University School of Medicine3）
Department of Surgery, Iida Municipal Hospital
4）
Department of Pathology, Iida Municipal Hospital
1）

2）

Abstract
A case of a 63-year-old man with a huge intra-abdominal cystic mass discovered incidentally on abdominal ultrasoundis reported. The serum CA19-9 level was increased to 622.4 U/ml. Computed tomography showed a multilocular cystic
lesion with a maximum diameter of 210 mm in the tail of the pancreas, which contained solid components and septal
structures with contrast enhancement. On magnetic resonance imaging, the contents of the cyst showed high signal
intensity on T1-weighted imaging and low signal intensity on T2-weighted imaging. Laparotomy was performed, andhistopathological examination of the resected specimen showed a pancreatic lymphoepithelial cyst.

Keywords
Lymphoepithelial cyst, Pancreatic neoplasm, Pancreatic cystic disease
Magnetic resonance imaging, Computed tomography
J Jpn Coll Radiol 2024; 4: 25 - 30.

Received: February 22, 2024

Copyright © Japanese College of Radiology

Accepted: June 14, 2024

Corresponding author: Tomofumi Watanabe
Department of Radiology, Iida Municipal Hospital
438 Yawata-cho, Iida City, Nagano 395-8502 Japan
E-mail: tomofumi1965@gmail.com

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