日小整会誌（J Jpn Ped Orthop Ass）23（1）：7 9, 2014.

骨形成不全症に発生した肘頭骨端線損傷を認めた 1 例
藤沢湘南台病院

加要藤卓

整形外科

也・大 山 晃 二・福 田
小 柳 匡 史・黒 田 元潤・川希

口行雄

旨 【目的】小児における肘頭骨端損傷は非常に稀である．今回我々は骨形成不全症患者における肘頭骨端損傷の 1 例を経験したので報告する．【対象・方法】症例は 12 歳の男性で 3 回の骨折歴があり，健康診断で青色強膜を指摘されていた．受傷機転は自転車から左手をつく形で転倒した．
X 線像より肘頭骨端損傷と診断された．骨折型は Salter‑Harris Ⅱ型で観血的整復固定術（TensionBand Wiring 法）を施行した．【結果】肘頭骨端損傷に対して手術を施行し，術後経過は良好で術後 6か月で抜釘術を施行した．可動域はわずかに伸展制限を認めた．対側肘頭骨端損傷は経過観察中認められなかった．【結論】肘頭骨端損傷は非常にまれであり，遭遇した場合は骨形成不全症の可能性を想定し，対側骨端損傷の注意を喚起する必要がある．

はじめに小児における肘頭骨端損傷は全骨端損傷の0.7％と非常にまれである．今回我々は骨形成不全症患者における肘頭骨端損傷の 1 例を経験したので報告する．
症例

症例は 12 歳男性で身長は 150 cm，体重 30kg

図 1．受傷時

X 線像

Salter‑Harris Ⅱ型であった．発達歴に特記すべき事項はなかった．
既往症は 3 回の骨折歴があり，左膝 2 回，右膝 1mm を使用し tension band wiring 法で手術を施回でいずれも他院で保存療法を受け治癒してい行した（図 2）．後療法は術後 2 週で自動可動域訓た．8 歳のとき，学校の健康診断で青色強膜を指練を開始し，術後 4 週で外固定を除去し他動可動摘された．家族歴で骨折歴はなかった．

域訓練を開始した．術後 6 か月で骨癒合良好と判

現病歴は 2010 年 3 月，自転車から左手をつく形で転倒し近医を受診した．肘頭骨端損傷の診断で受傷後 5 日目に当院紹介受診となった．受傷時の X 線像で Salter‑Harris Ⅱ型であった（図 1）．
受傷後 12 日目に K-Wire 1.2 mm，Soft wire 0.9断し，抜釘術を施行した（図 3）．術後 7 か月で伸展−10°，屈曲 140°であった．
考察

小児における肘頭骨折は非常にまれであり，骨Key words：olecranon epiphysiolysis（ 肘頭骨端線損傷），osteogenesis imperfecta（ 骨形成不全症），type of SalterHarris（Salter Harris 分類），triceps expansion（Triceps Expansion）
連絡先：〒 252-0802 神奈川県藤沢市高倉 2345 藤沢湘南台病院 整形外科 電話（0466）44-1451
受付日：2013 年 8 月 22 日
日本小児整形外科学会雑誌 Vol. 23, No. 1, 2014

骨形成不全症に発生した肘頭骨端線損傷を認めた 1 例

子サイズが大きいため遺伝子診断での確定診断はほとんど行われていないのが現状である．頻度は1 万人当たり 0.193 人であり，青色強膜，歯牙損傷，家族歴で臨床的に診断されている．重症度に応じて Silence 分類によりⅠ A〜Ⅳ B の 6 つに分類される．本症例では青色強膜を認め，歯牙損傷・聴力障害を認めなかったことから Silence type Ⅰ
A と判断した．今回の研究のように Salter‑Har図 2．術後

ris Ⅱ型の骨端損傷がまれである理由は，年齢にX 線像よる肘頭の骨化，受傷機転，骨形成不全症の病態を理解することにある．
年齢による肘頭の骨化に関して，骨端線の閉鎖には個人差があるが，8〜9 歳で肘頭骨化核が出現する．この頃，上腕三頭筋は軟骨に限局して付着している．10〜13 歳で上腕三頭筋は骨幹端にも付着する．13〜14 歳で骨端核の癒合が開始す
る．14〜15 歳で癒合は完成する．
受傷機転は諸家の報告にあるように，肘関節屈曲位での介達外力による上腕三頭筋の強い牽引力で発生することが多いとされている2）5）6）．

図 3．抜釘後骨形成不全症の病態としては，主に 2 つが大きX 線像く関与している．一つは Type1

Collagen 異常

幹端骨折は全骨折の 4〜8％，骨端損傷は 0.7％でであり関節軟骨の力学的強度が低下すること，もある．骨端損傷に対しては基礎疾患を伴っている

う一つは腱靭帯成分の脆弱性があることであことが多く，骨形成不全症がその代表的疾患である3）5）9）．肘頭付近は上腕三頭筋腱膜の延長である

る．骨形成不全症は遺伝性疾患ではあるが，遺伝Triceps Expansion が存在しており，今回の症例表 1．骨形成不全症に伴う肘頭骨端損傷の報告

日本小児整形外科学会雑誌 Vol. 23, No. 1, 2014

骨形成不全症に発生した肘頭骨端線損傷を認めた 1 例の年齢では骨端線を越えて骨幹端にも付着していosteogenesis imperfecta. J Pediatr Orthop. 25

る．一般的な小児にこの年齢で骨折が起こるとす（2）：154‑157, 2005.

ると，骨幹端よりも遠位での骨折が発生するが，骨形成不全症患者はこの Triceps Expansion の脆弱性により破綻をきたし，かつ関節軟骨に異常をきたしているため，通常では起こりにくい Salter‑Harris Ⅱ型の骨端損傷が起こる．同様の報告
は我々の報告を除くと 15 件でみられた（表 1）．
報告の中では両側の骨端損傷が多くみられる．特に Zionts ら9）は 10 例中 7 例に平均 15.1 か月で対側の肘頭骨端損傷が起こったと報告している．
我々の渉猟しうる範囲では，38 例中 22 例で対側肘頭骨端損傷が起こり，57.9％の受傷率であった．
また，臼井ら7）の報告によると，40 例 59 骨折のうち両側肘頭骨端損傷は 45％としている．今回の我々の研究では，Follow Up できた術後 3 年半の経過で対側の肘頭骨端損傷は認めなかった．報告による頻度を見る限りでは，Salter‑Harris Ⅱ型の肘頭骨端損傷を経験した場合は，骨形成不全症の可能性を想定する必要がある．また，患者およびその家族に対側肘頭骨端損傷の可能性を説明し，注意を喚起する必要がある．
参考文献
1）G w y n n e - J o n e s D P : D i s p l a c e d o l e c r a n o napophyseal fractures in children with

2）蒲生和重，村瀬 剛，廣島和夫ほか：骨形成不全症における小児肘頭骨折．日肘会誌 10：153‑
154, 2003.
3）御勢真一，川端秀彦，三木健司ほか：小児骨形成不全症に発生した肘頭骨端線損傷．整形外科
53（2）：198‑1994, 2002．
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imperfecta: A case report. Acta Orthop Belgica
58（4）：453‑456, 1992.
5）二井英二，浦和真佐夫，西村淑子ほか：小児骨形成不全症にみられた肘頭骨折．臨整外 42：477‑481, 2007.
6）Scott NS，Zionts LE: Displaced fractures of theapophysis of the olecranon in children who haveosteogenesis imperfecta. J Bone Joint Surg Am
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7）臼井 岳，鈴木義司，土井 俊ほか：骨形成不全症にみられた肘頭骨端線損傷の 5 症例．中部
日 本 整 形 外 科 災 害 外 科 学 会 雑 誌 52
（6）：1481‑1482, 2009.
8）Wilkins KE: Fractures involving the proximal
apophysis of the olecranon: In Rockwood andWilkinsʼ Fractures in children, Lippincott,Philadelphia, 751‑757, 1991.
9）Zionts LE, Moon CN: Olecranon apophysis
fractures in children with osteogenesis
imperfecta revisited: JPediatr Orthop 22：745‑750, 2002.

Olecranon Epiphysiolysis in Osteogenesis Imperfecta
Takuya Kato, M. D., et al.
Department of Orthopaedic Surgery, Fujisawashounandai Hospital
There are very few reports of a fracture in the olecranon apophysis occurring in childhood. Here
we report a rare case of olecranon epiphysiolysis in osteogenesis imperfecta in a 12-year-old boy.
The patient fell while riding his bicycle and landed on his left hand. Radiographs showed a Salter‑
Harris type‑II fracture in the olecranon apophysis. He presented blue sclera and a history of threefractures. Treatment involved tension band wiring for six months, and was uneventful. Afterremoval of the wirs, there was slight limitation in the range of motion. In cases of a fracture in theolecranon apophysis, we should consider osteogenesis imperfecta, as well as the risk to any
contralateral fracture..

日本小児整形外科学会雑誌 Vol. 23, No. 1, 2014