日呼吸誌●症4（4），2015327

例

眼窩内・上顎洞内病変を伴い，片側性に発症した好酸球性肺炎の 1 例
町田浩祥五十嵐朗

井上純人佐藤環柴田陽光

久保田功

要旨：症例は 63 歳，男性．約 10 年前から左目の違和感があり，その後複視と眼球突出を自覚した．左眼窩内腫瘍を認め，手術を行い特発性眼窩炎症と診断された．その際の MRI，CT で左上顎洞陰影，左下肺野の浸潤影を認め，精査によりいずれも好酸球性の炎症所見を得た．プレドニゾロンの内服治療を行い，いずれの画像所見も改善を認めた．我々の知りうる限りでは，眼窩内と上顎洞病変を伴った片側性好酸球性肺炎はこれまで報告されていない．
キーワード：好酸球性肺炎，眼窩内腫瘍，上顎洞腫瘍
Eosinophilic pneumonia, Orbital tumor, Maxillary tumor緒

言

瘍を指摘されたため，当院眼科を受診した．術前の呼吸機能評価のため当科紹介された．呼吸器自覚症状は認め

好酸球性肺炎は組織学的に肺内に好酸球浸潤を示し，ず，胸部聴診上ラ音を聴取されなかった．胸部画像上気

胸部画像上浸潤影を示すことを特徴とする疾患である．

腫化を認め，呼吸機能検査で閉塞性障害を認めたことか

臨床的な所見としては発熱や咳嗽，喀痰といった感染症

ら慢性閉塞性肺疾患（COPD）と診断され，チオトロピと類似の症状を呈することが多いが，胸部画像所見は両ウム（tiotropium）の吸入が開始された．その後眼窩内側肺末梢に多発性の浸潤影を呈することが多いとされて腫瘍生検術を施行され，組織学的には二次リンパ濾胞をいる．今回我々は，片側肺にのみ浸潤影をきたし，さら伴ってびまん性にリンパ球が浸潤しており，CD20＋かに眼窩内および上顎洞に病変を伴った好酸球性肺炎の 1

つ CD79a＋の B-cells と CD3 かつ CD5＋の T-cells が混例を経験したので報告する．

在しており Ig 軽鎖κ，λに明らかな偏りを認めなかった．

症例

以上より，反応性リンパ組織過形成と考えられた．組織中に，好中球・好酸球は認められず，真菌・肉芽腫の形

患者：63 歳，男性．

成も認められなかった．また，小血管・毛細血管には血主訴：複視，左眼球突出．

管炎の所見も認められなかった．以上の病理所見から，既往歴：特記事項なし．

特発性眼窩炎症と診断された．当科初診 2ヶ月後に行っ

家族歴：父，肺癌．母，胃癌．

た全身検索で，CT 上左上顎洞陰影および左肺下葉浸潤

職業：自動車整備工．

影の出現を指摘された．当初感染性肺炎が疑われガレノ

喫煙歴：1 日 20 本×44 年．

キサシン（garenoxacin）400 mg 内服を 9 日間行ったがアレルギー歴：なし．

陰影の改善を認めなかったため，精査加療目的に入院と現病歴：初診 10 年前から左目の違和感があった．5 年なった．CT 撮影の 1 週間前に発熱があったが自然に軽前からは目を動かした際に複視を自覚するようになって快し，他に自覚症状は認めなかった．

いた．2 年前からは左眼球の突出を自覚するようになっ

現 症： 意 識 清 明， 身 長 158 cm， 体 重 50.1 kg， 血 圧た．近医を受診し脳 MRI を撮影したところ，左眼窩内腫

118/76 mmHg，脈拍 70 回/min・整，体温 36.5℃，動脈，胸部聴診上左中血酸素飽和度（SpO2）99％（室内気）

連絡先：井上 純人〒990‑9585 山形県山形市飯田西 2‑2‑2
山形大学医学部内科学第一（循環・呼吸・腎臓内科）講座（E-mail: sinoue@med.id.yamagata-u.ac.jp）（Received 28 Nov 2014/Accepted 9 Apr 2015）

下肺野で吸気時に非連続性ラ音を聴取，心雑音聴取せず．腹部は平坦・軟，圧痛なし，皮疹を認めず．体表面リンパ節触知せず．左中鼻道自然孔手前に白色の腫瘍性病変を認める．左眼球の突出を認めるが，複視は認めず，他の神経学的異常所見は認めなかった．

328

日呼吸誌

4（4），2015

表 1 血液検査所見
WBC
Neut
Lymph
Mono
Eosino
Baso
RBC
Hb
Hct
Plt
TPAlb
AST
ALT
LDH
ALP
BUN
Cr
NaK
Cl
CRP

7,930/μl
66.90％
19.30％
5.70％
7.80％
0.30％
4.30×106/μl
12.7 g/dl
37.2％×104/μl
42.0 g/dl
6.5 g/dl
2.8 g/dl
29 IU/L
36 IU/L
156 IU/L
368 mg/dl
16 mg/dl
0.59 mEq/L
140 mEq/L
4.6 mEq/L
108 mg/dl
3.73 mg/dl

antigen
β-D-glucan
antigenKL-6SP-D
IgE
RAPA
Antinuclear antibody（ab）
Anti-dsDNA ab
Anti-RNP ab
Anti-Sm ab
Anti-SS-A ab
Anti-SS-B ab
Anti-Jo-1 ab
Anti-topoisomerase I ab
MPO-ANCA
PR3-ANCA
IgG4

0.2
3.605 pg/ml
negative
241 IU/ml
75.9 IU/ml
14 IU/ml
×1,280negative＜10 IU/ml
negative
negative
negative
negative＜7.0 IU/ml＜7.0 IU/ml＜1.0 IU/ml＜1.0 IU/ml
106 mg/dlab

図1

胸部単純 X 線写真．左下肺野に浸潤影を認める．

血液生化学検査所見：白血球 7,930/μl（好中球 66.90％，リンパ球 19.30％，単球 5.70％，好酸球 7.80％，好塩基球0.30％）と好酸球分画の増多を認めた．アルブミン（Alb）
2.8 g/dl と低下あり，C 反応性蛋白（CRP）3.73 mg/dl，β-D-グルカン 3.605 pg/ml と上昇を認めた．免疫学的検

図 2 胸部単純 CT．左下葉辺縁を中心に広範な浸潤影（a）および上葉まで広がる周辺のすりガラス陰影（b），少量の胸水を認めた．明らかな気管支の閉塞，無気肺の所見は認めなかった．

査ではリウマトイド因子（RAPA）が 1,280 倍と上昇を認めたが，他の所見は陰性であった（表 1）．
喀痰培養：常在菌のみ認め，抗酸菌培養は陰性であった．
喀痰細胞診：悪性所見を認めなかったが，好酸球を認めた．
胸部単純 X 線写真（図 1）：左下肺野に浸潤影を認めた．

胸部単純 CT（図 2）：左上葉の一部（図 2a）と左下葉（図 2b）にすりガラス陰影および末梢優位な浸潤影，少量の胸水を認めた．明らかな気管支の閉塞，無気肺の所見は認めなかった．
頭部 MRI（図 3）：左眼窩腫瘍は T1 強調画像で均一な低信号，short T1 inversion recovery（STIR）法で軽度他臓器病変を伴った片側性好酸球性肺炎の 1 例

329た．眼球突出も軽快し，頭部 MRI では眼窩および上顎洞の陰影はいずれも軽快していた．プレドニゾロンは漸減しているが再発はみられていない．

考察

好酸球性肺炎は，肺組織への好酸球浸潤を特徴とする疾患と定義され1）2），急性好酸球性肺炎，慢性好酸球性肺炎および単純性好酸球性肺炎に分類されている．胸部画
像上は両側性のすりガラス影や浸潤影を認める．末梢血の好酸球増多は必ずしも起こらないことがあるが，肺組織中への好酸球浸潤を証明することが診断上有用であり，気管支肺胞洗浄では好酸球分画が著明に上昇することが知られている2）．
好酸球性肺炎の原因および他疾患との鑑別について検討を行ったが，発症前から服用していたチオトロピウム
図 3 頭部 MRI．左眼窩腫瘍は T1 強調画像で均一な低信号，STIR 法で軽度高信号，脂肪抑制の造影 T1 強調画像で均一に造影された．眼窩内構造の破壊のない病変の広がりを認めた．左側優位に上顎洞の粘膜は T1強調画像で低信号，STIR 法で高信号を示した．上顎洞内部に貯留物を認めた．眼窩病変と副鼻腔病変の連続性はなかった．

については同剤の薬剤リンパ球刺激試験（DLST）を行い陰性であったことから，薬剤性の要因は否定的であった．また膠原病や他の感染症を示唆する所見は認められなかった．寄生虫感染の可能性についても糞便中の虫卵検査を行い否定的であった．環境要因についても住居や職場で有意な原因は認めず，入院後の経過観察でも陰影の変化を認めなかったことから否定的であった．
慢性好酸球性肺炎の画像所見はさまざまな報告がなされており，両側びまん性のすりガラス影や末梢浸潤影が高信号，脂肪抑制の造影 T1 強調画像で均一に造影され主体であるとされている3）．しかし片側性の浸潤影をきた．左側優位に上顎洞の粘膜は T1 強調画像で低信号，たす症例は報告が少なく，我々が検索しえた範囲では 10

STIR 法で高信号を示した．上顎洞内部に貯留物を認め例程度であった4）〜14）．それらの症例を検討すると，薬剤た．眼窩病変と副鼻腔病変の連続性はなかった．の全身投与や吸引によるものが最も多く7）〜13），肺癌手術

気管支内視鏡・気管支肺胞洗浄：気管支粘膜可視範囲に関連する報告や11）12），乳癌に対する放射線治療後の発に粘液栓など特記すべき所見を認めず．左 B4 より気管症という報告例もある14）．本症例のように明らかな誘因

支肺胞洗浄を施行し，気管支肺胞洗浄の回収液は総細胞を認めない例も報告されている4）〜6）．片側性に浸潤影が数 6.7×105/ml，マクロファージ 8.9％，好中球 13.8％，リ生じる原因として肺血流の左右差が関与している可能性

ンパ球 20.8％，好酸球 56.5％と著明な好酸球分画増多をを示唆する報告があり4），本症例でも肺血流シンチグラ認めた．吸引物の培養では真菌も含め有意菌の検出を認フィで検討を行ったが，陰影に一致した血流低下を認めめなかった．経気管支肺生検では悪性所見を認めなかったのみであった．

たが，好酸球，好中球の浸潤を伴った，リンパ球，形質慢性好酸球性肺炎に眼窩内，上顎洞の病変を伴った例細胞の浸潤を主体とする炎症性変化を認めた．IgG4 の免については検索しえた範囲では同様の報告はなく，きわ疫染色は陰性であった．

めてまれと考えられた．上顎洞病変の多くは浸出液の貯左中鼻道腫瘍生検：非腫瘍性の線毛円柱上皮で覆われ留であり，中鼻道の一部腫瘤状になっている部位から生た，血管の豊富な浮腫状の間質を有する病変で，多数の検を行った．組織学的には好酸球性鼻炎の所見であっ好酸球浸潤を伴っていた．好酸球と形質細胞は同じ割合た．上顎洞病変は好酸球副鼻腔炎であった可能性があで存在し，リンパ球も認められた．真菌は認められず，る．しかし上顎洞病変と眼窩病変には連続性はなく，上肉芽腫や血管炎の所見は認められなかった．好酸球性鼻

顎洞病変が眼窩内に進展したものではないと考えられ炎の所見と考えられた．

る．眼窩病変からは好酸球は認められなかったが，ステ

経過：慢性好酸球性肺炎と診断し，プレドニゾロン

ロイド投与後に肺病変とともに急速に眼窩病変が縮小し（prednisolone）30 mg/day 内服を開始したところ，胸部たことから，眼窩病変にも好酸球が関与していたことはの陰影は速やかに改善し，末梢血好酸球数も正常化し否定できない．好酸球性肺疾患に他臓器病変を示す代表

330

日呼吸誌的な疾患としてはアレルギー性肉芽腫性血管炎があげられる．本疾患では胸部画像上，慢性好酸球性肺炎の像を呈することがあるため鑑別を必要とすることがあるが，疾患の本態は血管炎であり組織学的には壊死性血管炎と肉芽腫性病変を特徴とする．本症例では眼病変および上顎洞病変を合併していたが，両病変での組織学的所見からはいずれも肉芽腫や血管炎は認められなかった．アレ
ルギー性肉芽腫性血管炎は気管支喘息を伴うことが多いが，本症例では気管支喘息を疑う症状はなく呼吸機能検査でも気道可逆性は認められなかった．また経気管支肺生検組織から形質細胞が検出されたため IgG4 関連疾患との関連も疑われたが，血中 IgG4 の値は基準値内であり，眼病変および肺病変において IgG4 の免疫染色を行ったが陰性であった．本症例はプレドニゾロン内服治療によりいずれの病変も軽快し，その後プレドニゾロンを漸減しているが現時点では再発は認めていない．好酸球性肺炎の再燃や同様の報告例がないことから，上記疾患を含めた他疾患の可能性も含め，今後慎重な経過観察が必要であると考えられる．
本論文の要旨は，第 201 回日本内科学会東北地方会（2014年 2 月，仙台）で報告した．
謝辞：本論文は，山形大学医学部病理診断学講座山川光徳先生にご指導を賜りました．深謝申し上げます．

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著者の COI（conﬂicts of interest）開示：柴田陽光；講演料（ベーリンガーインゲルハイムジャパン，ノバルティス
ファーマ，アストラゼネカ）．他は本論文発表内容に関して特に申告なし．

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他臓器病変を伴った片側性好酸球性肺炎の 1 例

331Abstract

A case of eosinophilic pneumonia showing unilateral consolidative shadow withorbital and maxillary lesions.
Hiroyoshi Machida, Sumito Inoue, Tamaki Sato, Akira Igarashi, Yoko Shibata and Isao Kubota
Department of Cardiology, Pulmonology, and Nephrology, Yamagata University School of Medicine

A 63-year-old man was diagnosed as having idiopathic orbital inflammation from the specimen obtained
from a left orbital tumor. After the operation, chest computed tomography scans revealed the presence ofground-glass opacity and consolidation in his left lung. A maxillary tumor was also observed from magnetic resonance imaging scans. His pulmonary lesion was diagnosed as eosinophilic pneumonia based on an increased eosinophil count in bronchoalveolar lavage fluid, and eosinophilic inflammation was also observed in the pathological specimen obtained from the maxillary tumor. These lesions were improved by oral corticosteroid treatment.
To our knowledge, this is the first report of unilateral eosinophilic pneumonia with orbital and maxillary lesions.