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日呼吸誌

5（3），2016●画像診断

肺カンサシ症の治療中にムコール症を合併した 1 例
緒方大聡

今永知俊

田原正浩

森脇篤史

要旨：症例は 83 歳，男性．Mycobacterium kansasii による肺感染症に対してイソニアジド，リファンピシン，エタンブトールにて 19ヶ月間の治療を行うも，胸部単純 CT で肺空洞性病変の壁肥厚を認めた．気管支洗浄液および喀痰の遺伝子解析により Cunninghamella bertholletiae が同定され，1 年以上にわたり画像変化が軽微であり，腐生性肺ムコール症と診断した．腐生性肺ムコール症は報告が少なく，特に C. bertholle︲tiae によるものは既報がないため，まれな症例として報告する．
キーワード：Mycobacterium kansasii，Cunninghamella bertholletiae，腐生性肺ムコール症，肺アスペルギルス症
Mycobacterium kansasii, Cunninghamella bertholletiae,
Saprophytic pulmonary mucormycosis, Pulmonary aspergillosis緒

温 36.5℃，脈拍 80/min・整，血圧 128/70 mmHg，呼吸言数 16/min，経皮的動脈血酸素飽和度（SpO2）97％（室肺ムコール症は，日和見感染症として経気道的に感染し急速に全身へ播種する予後不良な疾患として知られ，既存の肺病変に腐生性に発症することはきわめてまれである1）．今回我々は，による腐生性肺ムコール症の 1 例を経験したため報告する．

症内気吸入下）．副鼻腔領域に異常なし．呼吸音正常．その他特記すべき所見なし．
検査所見（Table 1）：血清アスペルギルス抗原が軽度高値であったが，血清アスペルギルス IgG 抗体は陰性で，そのほかに異常値を認めなかった．
画像所見：胸部 X 線写真では，右肺尖部に複数の壁の例

厚い空洞影，胸膜肥厚を認め，右上葉気管支の拡張，右患者：83 歳，男性．

横隔膜挙上を伴っていた（Fig. 1）．胸部単純 CT では，主訴：なし．

右上葉気管支が拡張して右肺上中葉に空洞性病変が多発

現病歴：2014 年 8 月に胸部単純 CT で右肺上葉に空洞しており，5ヶ月前と比して右 S2，S3 に存在する空洞病性病変を認め，喀痰培養でが繰り返し同定された．非結核性抗酸菌症の診断でイソニア変の壁の肥厚化を認めた（Fig. 2a，b）．菌球は認めなかった．

ジド（isoniazid），リファンピシン（rifampicin），エタン

臨床経過：肺アスペルギルス症の合併を考え，気管支ブトール（ethambutol）を開始後，19ヶ月の加療の間，鏡検査を施行し，右 B4b 洗浄液を採取した．気管支洗浄

喀痰抗酸菌培養は検出されなかった．しかし胸部単純液検体，喀痰検体で糸状菌を認め，千葉大学真菌医学研

CT にて改善傾向が示されず精査を行うこととなった．

究センターに菌種同定を依頼したところ，遺伝子解析により既往歴：特記事項なし．
生活歴：喫煙味なし．飲酒なし．職業

製菓業．趣園芸，畑作業．
現症：身長 163 cm，体重 49.6 kg，BMI 18.7 kg/m2．体が同定され，肺ムコール症と診断した．手術を拒否されたため，2014 年 7 月にリポソーマル
アムホテリシン B（lipsomal amphotericin B：L-AMB）を開始したが，10 日目に急性胆管炎を合併した．絶食，
L-AMB の中止，スルバクタム/セフォペラゾン（sulbac-

連絡先：緒方 大聡〒805‑8508 福岡県北九州市八幡東区春の町 1‑1‑1
製鉄記念八幡病院呼吸器内科（E-mail: md105020@gmail.com）（Received 18 Dec 2015/Accepted 17 Feb 2016）

tam/cefoperazone）の投与により胆管炎は改善したが，以後は患者が肺ムコール症の加療にきわめて消極的となり，無加療経過観察となった．2015 年 12 月現在で症状の出現なく，単純 CT にて空洞は拡大したが壁肥厚は変化していない（Fig. 2c）．腐生性の肺感

肺カンサシ症に合併したムコール症

Table 1Hematology
WBC
NeutLymMon
EosBas
RBC
HbHt
Plt

7,150/μl
69.8％
20.7％
6.0％
2.9％
0.6％
418×104/μl
12.9 g/dl
38.9％
20.8×104/μl

Coagulation
APTT
PT-INR

37.5 s1.11

155

Laboratory findings on admission

Biochemistry
TPAlb
T-Bil
AST
ALT
LDH
ALP
γ -GTP
BUN
Cr
Glu
NaKCl

7.4 g/dl
4.1 g/dl
0.7 mg/dl
29 IU/L
10 IU/L
364 IU/L
188 IU/L
32 IU/L15.5 mg/dl
0.91 mg/dl
120 mg/d140 mEq/L
4.6 mEq/L
105 mEq/L

Serology
CRP
β-D-glucanAgIgG
QFT-3G

0.31 mg/dl
29.1 pg/ml
0.6（−）（−）

性抗酸菌症を基礎に有する症例は本例のみであった．手術例が術後抗真菌薬投与なしに再発なく経過していた一方で，抗真菌薬の全身投与のみで治癒した症例はなく，抗真菌薬の空洞内注入も無効であった1）．また，無加療例がすべて病勢の進行なく経過しており，手術困難な腐生性肺ムコール症の治療方針は経過観察でよい可能性が示唆された．二次性肺ムコール症では強い血管侵襲性を反映した真菌性塞栓形成による出血性梗塞像が特徴とされるが，一次性では免疫応答が保たれているため強い組織反応の結果として膿瘍や肉芽腫が形成され，血管侵襲所見を認めない場合が多い8）．腐生性も同様の機序により病変が限局し，二次性のような血行性播種をきたさな

Fig. 1 Chest X-ray film showed cavitary lesions in theright upper lung field.

いため，安定した臨床経過をとると考える．
ポリープ状腫瘍表面の壊死部分へ腐生した例では，胸部 X 線写真および胸部単純 CT では肺癌所見を認めるの染症と診断し，経過観察を続けている．

考みであったが5）6），他の 6 例の画像所見は本例のような空洞壁肥厚や菌球形成が主であった（Table 2）．菌球所見

察はアスペルギローマに特徴的とされるが，ムコール症や松島らは肺ムコール症を，健常者に発症する一次性，フサリウム症でも認めることが報告されている9）．本例

日和見感染症として発症する二次性，既存の空洞性病変は定期的に肺非結核性抗酸菌症の経過観察をしていたたに付着・増殖する腐生性の 3 型に分類した．大半は二次めに，真菌性の菌球形成の早期所見である空洞壁の肥性で，一次性および腐生性はまれである1）．国内では，検厚9）をとらえることができたと考えられる．

索しえたかぎりで 8 例の腐生性肺ムコール症の既報を認

感染症の大多数は他のムコール菌と同．診断根拠は切除肺または経気管支肺様に二次性として発症し急速に全身に播種する10）．アム

めた（Table 2）

1）〜7）

生検（transbronchial lung biopsy：TBLB）検体の組織

ホテリシン B（amphotericin B）のでの有効率は学的所見によるものが多く，case 2，7 以外は培養陰性で63％とムコール症のなかで最も低く ，致死率 84.6％とあった．菌種が同定されていたのは case 7 のみで，きわめて予後不良である12）．検索したかぎり，本菌種に11）6であった ．病変は主に S ，S ，S ，S

よる肺感染症の国内報告例は 7 例であり8）10）〜15），1 例は一であり，肺結核症をはじめムコール菌が腐生する既存病次性8），他の 6 例は二次性ですべて致死的転帰をとってい変の好発部位として矛盾しない．陳旧性肺結核，糖尿病，た10）〜15）．一方，本菌による腐生性の肺感染症の報告例は肺小細胞癌などの臨床背景を認めるものが多く，非結核

国内，国外とも認めず，本例は貴重な症例といえる．

6）

121＋2

156

日呼吸誌

Table 2

Summary table of published cases of saprophytic pulmonary mucormycosis

CaseAuthor
No.

AgeSex1

Matsushima
T, et al.

52

M

2

Matsushima
T, et al.

67

M

3

YamamotoH, et al.
Tojima H,et al.

40

F44

M

5

Furuichi S,et al.

52

M

6Maniwa K,et al.
Tomita S,et al.
Tsuji K, etal.
Ogata H, etal.

72

M54M

48

F83M

47895（3），2016

Underlying
diseasePulmonaryRadiologicalsegment offindings
mucormycosis

tuberculosis, N/A
bronchiectasis,
diabetes
mellitus
tuberculosis N/Atracheal
bronchus
diabetes
mellitus,
alcoholic livercirrhosis
non-Hodgkinʼslymphoma,diabetes
mellitus
small cell lungcarcinoma
small cell lungcarcinoma
tuberculosis
nontuberculous mycobacteriosis

right S1
left S1＋2, S6

right S2right upper
lobe bronchus
left upper lobe
bronchusright S6
right S1, S2, S3,S4, S5

Identification ofpathogen

Referencebronchiectasis,
cavityhistology（excised lung）

1）

fungus ball,pleuralthickening
fungus ball,cavitycavity wall
thickening,
consolidation

culture（sputum, bronchial washing）
histology（excised lung）
histology（TBLB）

1）

4）

fungus ball,cavityhistology（TBLB）

2）

N/A

histology（TBLB）

5）

N/A

histology（TBLB）,
culture（TBLB）
histology（excised lung）
culture（sputum, bronchial washing）

6）

fungus ball,cavitycavity wall
thickening

Fig. 2 Chest CT findings.（a）had been scanned 5 months before（b）.（b）,scanned the day treatment was finished, showed that the walls of cavitary lesions had become thick（arrows）in spite of the treatment with isoniazid, rifampicin, and ethambutol.（c）,scanned 16 months after（b）, showed that the cavity
walls had not become thicker, though the cavity had expanded.

3）

7）
presentcase肺カンサシ症に合併したムコール症

今回我々は，による腐生性肺ムコール症の 1 例を経験した．肺アスペルギルス症を考えた場合，その診断を血清学的検査のみに頼らず，ムコール症を鑑別に挙げ，専門施設への相談を検討することが勧められる．
本論文の要旨は第 74 回日本呼吸器学会九州地方会（2015 年3 月，福岡）において発表した．
謝辞：本例の検体検査にご尽力いただきました千葉大学真菌医学研究センターの亀井克彦先生に深謝申し上げます．

和宏，他．基礎疾患を有さない菌球型肺ムコール症の 1 例．日呼外会誌 2005; 19: 103‑7.
8）佐藤雅樹，他．健常人に発症した Cunninghamella
bertholletiae による肺ムーコル症の 1 例．日呼吸会
誌 2001; 39: 758‑62.
9）鳥羽聡史，他．肺アスペルギルス症の診断・治療：
ガイドラインを踏まえて．医と薬学 2015; 72: 831‑9.
10）獅子原孝輔，他．ステロイド服用中の紅皮症患者に発症した Cunninghamella bertholletiae による肺ム著者の COI（conﬂicts of interest）開示：本論文発表内容に関して特に申告なし．

コール症の 1 例

特に Cunninghamella bertholletiaeの診断について．呼吸 1997; 16: 967‑71.
11）Hirayama Y, et al. Disseminated infection and pulmonary embolization of Cunninghamella bertholle-

引用文献

tiae complicated with hemophagocytic lymphohistiocytosis. Intern Med 2013; 52: 2275‑9.

1）松島敏春，他．肺ムコール感染症；発症に際しての12）橋口浩二，他．Cunninghamella bertholletiae 肺感染

宿主要因と臨床像．日胸疾患会誌 1979; 17: 791‑7.

症の 1 例．感染症誌 1997; 71: 264‑8.

2）古市祥子，他．気管支鏡下肺生検で診断しえた肺13）Iwatsu T, et al. Cunninghamella bertholletiae recov-

ムーコル症の 3 例．気管支学 2000; 22: 109‑14.

eted from human disseminated zygomycosis in Ja-

3）山本宏司，他．異常分岐気管支に発生した菌球型肺pan. Trans Mycol Soc Jpn 1990; 31: 259‑70.

ムーコル症の 1 例．日胸臨 1990; 49: 349‑52.

14） 向 笠 洋 介， 他． ス テ ロ イ ド 投 与 中 に 接 合 菌 症 と4）戸島洋一，他．糖尿病，肝硬変を基礎疾患とし，肺ニューモシスチス肺炎を合併した間質性肺炎の 1 剖

結核遺残空洞に発症した慢性肺ムーコル症の 1 例．

検例．日呼吸会誌 2010; 48: 847‑54.

日胸疾患会誌 1997; 35: 100‑5.
5）馬庭7）辻157

15）慶野厚，他．気管支鏡下生検で腫瘍壊死部分に真大，他．非血縁者間骨髄移植後に肺型 Cun-ninghamella bertholletiae 感染症を合併した急性骨髄菌腐生を認めた 4 例．日呼吸会誌 2003; 41: 39‑43.

性白血病の 1 例．日小児血がん会誌 2012; 49: 393‑7.

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Abstract

A case of saprophytic pulmonary mucormycosis withMycobacterium kansasii pulmonary disease
Hiroaki Ogata, Tomotoshi Imanaga, Masahiro Tahara and Atsushi Moriwaki
Department of Respiratory Medicine, Steel Memorial Yawata Hospital

An 83-year-old male had been treated forpulmonary infection with isoniazid, rifampicin and ethambutol. Althoughsp. had never been detected in several sputa in the course of a19-month treatment, a chest computed tomography（CT）showed cavity wall thickening in the right upper lobe.
was identified in both sputum and bronchoscopic specimens, and consequently wediagnosed pulmonary mucormycosis. He has undergone no antifungal treatments for more than a year; nevertheless, the chest CT findings remained almost the same. This is the first case report of saprophytic pulmonary mucormycosis by. Radiological findings of saprophytic pulmonary mucormycosis are very similar to
those of aspergillosis, so we should try to detect the etiologic agent when we diagnose them.