116

日呼吸誌●症5（3），2016

例

Finger-in-glove sign を呈した孤立性気管支乳頭腫の 1 例鍬崎恵里子ａ

関谷充晃ａ

児玉裕三ａ

健司ｂ

植草利公ｃ

高橋和久ａ

鈴木

要旨：症例は 63 歳，男性．2012 年 9 月の健診で右肺門部腫瘤を指摘された．胸部 CT で右 S3 に 2 cm 大の結節とその末梢に分枝状の finger-in-glove sign を認めた．気管支鏡で右 B3 入口部を閉塞する腫瘍を認め，右上葉切除の結果，孤立性腺上皮型乳頭腫と診断した．孤立性気管支乳頭腫はまれな疾患であるが，finger-inglove sign を呈する鑑別疾患として考慮すべきである．
キーワード：気管支乳頭腫，粘液栓
Bronchial papilloma, Mucoid impaction

緒

初診時現症：身長 166 cm，体重 71.5 kg，血圧 131/78

言mmHg，脈拍 76 回/min・整，SpO2 96％（室内気）．貧粘液栓は，中枢気道の閉塞により，末梢の拡張気管支に粘液が充満した所見をさす．その CT 所見は，指を入血・黄疸なし．心雑音・肺副雑音なし．両下肢浮腫なし．表在リンパ節を触知せず．

れた手袋を思わせる形状から ﬁnger-in-glove sign と呼ば検査成績（表 1）：CRP の軽度上昇を認める以外に，腫れる ．一方，孤立性気管支乳頭腫はまれな疾患である

瘍マーカー，β-D-グルカンなど血清学的検査に異常は認が，中枢気道に発生し，粘液栓をきたしうるとされていめなかった．

1）

る．今回我々は ﬁnger-in-glove sign を呈した孤立性気管

画像所見：胸部 X 線写真（図 1a）では，右肺門部の腫支乳頭腫の 1 例を経験したため，文献的考察を加え報告脹を認めた．胸部 CT（図 1b）では，右 B3 入口部に 2 cmする．

大の結節と，その末梢に粘液栓を思わせる分枝状の陰影症を認めた．

例

気管支鏡所見（図 2）：右 B3 入口部を閉塞する表面粗患者：63 歳，男性．の結節状の腫瘍を認め，生検の結果，腺上皮型気管支乳主訴：自覚症状なし．

頭腫と診断した．

既往歴：27 歳
家族歴：父

肺結核，56 歳

高血圧．

気管支喘息．

気管支鏡所見，画像所見から孤立性気管支乳頭腫と考え，翌年 3 月上旬に右肺上葉切除を施行した．手術検体

生活歴：喫煙歴なし．の肉眼所見では，右 B3 入口部の 22 mm 大の境界明瞭な

現病歴：2012 年 9 月下旬の健診で右肺門部の腫瘤影を白色結節性病変と拡張した末梢気道内に粘液の充満を認疑われ，近医を受診した．胸部 CT で右 S3 の中枢に約 2めた（図 3）．弱拡大像では，腫瘍は乳頭状の発育を呈し

cm の結節と末梢に分枝状陰影を認めた．肺癌とそれに（図 4a），強拡大像では，腫瘍は線維血管性の軸を有し，伴う閉塞性肺炎が疑われ，同年 10 月下旬に当科を紹介さ

細胞異型の乏しい 1 層の円柱上皮で覆われていた（図れた．

4b）．以上より，腺上皮型乳頭腫と診断した．術後 30ヶ月が経過するが再発なく経過良好である．

連絡先：関谷 充晃〒113‑8421 東京都文京区本郷 2‑1‑1ａ

順天堂大学医学部呼吸器内科

ｂ

同ｃ

呼吸器外科

関東労災病院病理診断科（E-mail: msekiya@juntendo.ac.jp）（Received 28 Oct 2015/Accepted 1 Feb 2016）

考察

多発性乳頭腫は，小児や若年者に多くみられ，ヒトパピローマウイルスとの関連が深く，上気道から下気道に発生する．一方，孤立性乳頭腫は成人の中枢気管支・気管に好発するまれな疾患である．
我が国の孤立性気管支乳頭腫 54 例の特徴をまとめる

孤立性気管支乳頭腫の 1 例

117表 1 検査所見
Hematology
WBC
Neut
Lym
EosHb
Plt
ESR

3,800/μl
45.5％
48.0％
0.8％
14.0 g/dl
17.2×104/μl
4 mm/hChemistry
AST
ALT
LDH
TPBUN
Cr
NaK
Cl

34 IU/L
33 IU/L
202 IU/L
6.9 g/dl
14 mg/dl
0.76 mg/dl
142 mEq/L
4.2 mEq/L
104 mEq/L

Serology
CRP
antigen
IgE
Specific IgE antibody

0 mg/dl
0.1
365 IU/mlclass 0class 0class 0class 0β-D-glucan
CEA
CYFRA
ProGRPa＜5.0 pg/ml
2.7 ng/ml
1.4 ng/ml
58.2 pg/mlb

図 1 （a）胸部 X 線写真．右肺門部腫脹を認める．（b）胸部 CT．右 B3 入口部に2 cm 大の結節と，その末梢に粘液栓を思わせる分枝状の陰影を認める．と（表 2），幅広い年齢層に発症し，男性の喫煙者が多う．Kajiwara らは良性気管支腫瘍について，悪性が否定かった．38 例（74.5％）が自覚症状を有し，咳嗽 25 例

できない，器質化肺炎や腫瘍の末梢側の著明な気管支拡（65.8％），血痰 13 例（34.2％）が多かった．組織型を確張，3 軟骨輪以上にわたる腫瘍浸潤，気管壁を越えた浸認しえた 44 例中，扁平上皮型が 21 例（47.7％），腺上皮潤がある場合は，内視鏡的治療でなく，外科切除を考慮型が 10 例（22.7％），混合型が 13 例（29.5％）と扁平上するとしている．さらに，閉塞部位より末梢側の状態が皮型が最多であった．本症例は非喫煙者で，自覚症状も確認できない場合や気管支穿孔によって致死的な出血をなく，気管支乳頭腫としては非典型的であり，当初は乳きたす可能性がある場合も，内視鏡的治療は適応になら頭腫を疑わなかった．

ないとしている6）．本症例も，閉塞部より末梢の気管支治療としては 49 例中 32 例（65.3％）で外科切除，14例（28.6％）で内視鏡的治療が施行された．中枢気管支は観察困難で，かつ気管支拡張を伴う粘液栓が存在し，内視鏡的治療には慎重な判断が必要と考えられた．

や高周波スネ

乳頭腫細胞の末梢気管支への腔内播種7）や乳頭腫の末などの局所治療の有効性を示す報告もあり，本症例

梢側への連続性の進展8）以外に，末梢側での扁平上皮に対し上葉切除が妥当だったか議論のあるところであろ

癌9）10）や上皮内癌の合併11）の報告もある．気管支乳頭腫とに限局した乳頭腫では，YAG レーザー2）3）

ア4）
5）

118

日呼吸誌

肺癌の合併には喫煙の影響も考えられるが，直接的な因果 関 係 は 明 ら か で な い． 肺 癌 合 併 や 癌 化 は 9 例9）〜15）

5（3），2016

乳頭腫の多くが中枢気管支発生であるためと考えられるが，胸部 X 線写真は 49 例中 16 例で正常であった．胸（16.7％）にみられ，詳細不明な 1 例を除きすべて扁平上部 CT 所見が確認できた 14 例では，腫瘤 6 例，結節 6 例，皮癌であった．6 例は乳頭腫とは異なる部位での肺癌合乳頭腫自体は不明瞭で無気肺や容積減少を認めたものがは扁平上皮型乳頭腫に接す2 例であった．また，3 例で腫瘤や結節の末梢に無気肺やる，もしくは乳頭腫内の扁平上皮癌であり，乳頭腫が癌浸潤影を認めたが，ﬁnger-in-glove sign を示した症例は化した可能性は否定できなかった．これら乳頭腫の組織なかった（表 2）．

併であったが，残り 3 例9）〜11）

型は，不明の 2 例を除くと，扁平上皮型 5 例，混合型 2Finger-in-glove sign は，gloved ﬁnger sign とも呼ばれ例で腺上皮型での肺癌合併はみられなかった．本症例の術前診断は気管支鏡での生検検体によるため，その時点では混合型乳頭腫の可能性は完全には否定できなかった．以上のように，本症例のような特徴を有する気管支腫瘍に対しては，十分な説明のうえで，外科的切除も考慮してよいと考えられる．

図 3 肉眼所見．右 B3 内腔に 22 mm 大の境界明瞭な白色結節性病変を認め，拡張した末梢気道内には粘液が充満している．

図 2 気管支鏡．右 B 入口部を閉塞する表面粗の結節状の腫瘍を認める．
3ab

図 4 （a）弱拡大像．腫瘍は乳頭状の発育を呈している．（b）強拡大像．線維血管性の軸を有し，細胞異型の乏しい 1 層の円柱上皮で覆われている．

孤立性気管支乳頭腫の 1 例

表2Age（median［range］）

気管支乳頭腫 54 症例の臨床的特徴

62［19〜85］years

GenderMaleFemale

37（68.5％）
17（31.5％）

Smoking＋−25（69.4％）
11（30.6％）NA

18

Symptoms

119

Chest X-ray

Chest CT

NormalAbnormal

16（32.7％）
33（67.3％）

NA

5＋
Nodule
Mass
Mass＋atelectasis
Mass＋infiltration
Nodule＋atelectasis
Atelectasis
Volume loss＋infiltration＋
Cough
Hemosputum
SputumFever
WheezeDyspnea of exertion
Hemoptysis

Side

Location25（65.8％）
13（34.2％）
7（18.4％）4（10.5％）3（7.9％）
2（5.3％）
1（2.6％）

Histological type5（35.7％）4（28.6％）1（7.1％）
1（7.1％）
1（7.1％）
1（7.1％）
1（7.1％）

NA

40
21（47.7％）
10（22.7％）
13（29.5％）
10−13

Squamous
Glandular
Mixed

NA3

NA

Right
Left
Trachea23（44.2％）
24（46.2％）5（9.6％）

NA

2

CentralPeripheral

48（92.3％）4（7.7％）

NA

2

Complication of lung ＋−
cancer9（16.7％）45（83.3％）

Treatment

Surgical resection
Endoscopic resection
No therapy

32（65.3％）
14（28.6％）3（6.1％）

NA5

NA：not available．

る管状，分枝状陰影で，粘液が充満した拡張気管支を示唆する16）．先天性疾患（気管支閉鎖症や嚢胞性線維症）や感染性・炎症性疾患（アレルギー性気管支肺真菌症や異物誤嚥など），腫瘍が原因となる．特に良性腫瘍では過誤腫，脂肪腫以外に乳頭腫が鑑別疾患の一つとされる1）．
しかし，既報告例では，ﬁnger-in-glove sign を呈した症例はなく，乳頭腫自体もまれな疾患であるため，本症例はきわめてまれな症例と考えられる．
Finger-in-glove sign を呈した孤立性気管支乳頭腫の 1例を経験した．本所見をみた場合，気管支乳頭腫は鑑別すべき疾患の一つとして考慮すべきと考えられた．
著者の COI（conﬂicts of interest）開示：本論文発表内容に関して特に申告なし．

7.
4）高桑

1）Martinez S, et al. Mucoid impactions: ﬁnger-in-glove
sign and other CT and radiographic features. Radiographics 2008; 28: 1369‑82.
2）畝川芳彦，他．内視鏡的 Nd-YAG レーザー治療が奏効した孤立性気管乳頭腫の 1 例．気管支学 1989; 11:571‑5.

気管支学 2004; 26: 621‑4.
5）冨地信和，他．内視鏡的治療により切除された孤立性気管支乳頭腫（扁平上皮腺上皮性混合型）の 1 例．
肺癌 2011; 51: 803‑8.
6）Kajiwara N, et al. Interventional management for
benign airway tumors in relation to location, size,character and morphology. J Thorac Dis 2011; 3:221‑30.
7）四方裕夫，他．末梢粘液中に乳頭腫細胞塊の移植をみとめた孤立性気管支乳頭腫の 1 例．日呼外会誌
2002; 16: 724‑8.
敦，他．気管支腺扁平上皮混合型乳頭腫の 1切除例．気管支学 2001; 23: 464‑7.
9）Inoue Y, et al. A solitary bronchial papilloma withmernalignant changes. Intern Med 2001; 24: 56‑60.
10）富野晴彦，他．孤立性気管支乳頭腫を合併した肺癌の 1 例．日胸疾患会誌 1985; 34: 292‑6.
11）笠松紀雄，他．上皮内癌を伴った孤立性気管支乳頭腫の 1 例．肺癌 1986; 26: 445‑51.
12）桂剛，他．内視鏡的 Nd-YAG レーザーで焼灼し修，他．高周波スネアと高周波凝固子を用いて内視鏡的に切除した孤立性気管支乳頭腫の 1 例．

8）藤田引用文献

3）細川

得た孤立性気管乳頭腫の 1 例．日胸臨 2000; 59: 304‑

幸一，他．黒色表皮腫（Acanthosis Nigricans）と孤立性気管支乳頭腫が認められた肺扁平上皮癌の120

日呼吸誌5（3），201615）二井谷研二，他．同時性多発肺癌に孤立性気管支乳1 例．日胸疾患会誌 1992; 30: 1991‑5.
13）矢野守，他．孤立性気管支乳頭腫と肺癌合併の 1頭腫を伴い術後喉頭癌を合併した 1 例．気管支学例．日胸疾患会誌 1988; 26: 1021.

1995; 17: 40‑5.

14）平沢路生，他．気道の三重癌を合併した孤立性気管16）Oktay A, et al. Signs in chest imaging. Diagn Interv

支乳頭腫の 1 例．肺癌 1991; 31: 403‑8.

Radiol 2011; 17: 18‑29.

Abstract

A case of solitary bronchial papilloma showing finger-in-glove signa

Eriko Kuwasaki a, Mitsuaki Sekiya a, Yuzo Kodama a, Kenji Suzuki b,
Toshimasa Uekusa c and Kazuhisa Takahashi a

Department of Respiratory Medicine, Internal Medicine, Faculty of Medicine, Juntendo Universityb
Department of General Thoracic Surgery, Faculty of Medicine, Juntendo Universityc
Department of Diagnostic Pathology, Kanto-Rosai Hospital

The patient was a 63-year-old man referred to our hospital because of a right hilar mass lesion on chest radiograph in September 2012. Thoracic CT showed a nodular lesion at right S3 and a peripheral branching shadow, which was suspected of being a mucoid impaction（so-called finger-in-glove sign）.Bronchoscopic findings revealed a polypoid tumor at the orifice of a right B3. We diagnosed as bronchial papilloma with transbronchialbiopsy, and a right upper lobectomy was performed. A definitive diagnosis of a solitary bronchial columnar papilloma was made with a detailed histological examination. Although a solitary bronchial papilloma is very rare, it isnecessary to consider this disease as one of differential diagnoses showing finger-in-glove sign.