日呼吸誌●症

11（4），2022193

例下膵十二指腸動脈瘤破裂と肺血栓塞栓症を発症した重症 COVID-19 の 1 例
舩坂西永高史ａ侑子ｂ

麻生清水裕紀ｂ隆宏ｂ

福島山田曜ｂ

千晶ｂ

要旨：症例は 74 歳女性，労作時呼吸困難を主訴に受診．CT で両側肺すりガラス影を認め，新型コロナウイ
ルス PCR検査が陽性となり，COVID-19 肺炎と診断した．第 1 病日より人工呼吸器管理を行った．第 11 病日に正中弓状靭帯圧迫症候群を背景とした下膵十二指腸動脈瘤破裂を発症し，血管塞栓術を施行した．第 40 病日に造影 CTで肺血栓塞栓症と深部静脈血栓症が判明し，下大静脈フィルターを留置した．COVID-19 の血管内皮障害が関与したと考えられる動脈瘤破裂による出血症と血栓症を同時に経験したため報告する．
キーワード：新型コロナウイルス感染症，正中弓状靭帯圧迫症候群，動脈瘤破裂，肺血栓塞栓症，深部静脈血栓症Coronavirus disease 2019 (COVID-19), Median arcuate ligament syndrome (MALS),
Ruptured aneurysm, Pulmonary thromboembolism (PTE), Deep vein thrombosis (DVT)緒言

新 型 コ ロ ナ ウ イ ル ス 感 染 症（coronavirus diseaseに，20XX年 11 月に近医を受診した．CTで両側肺すりガラス影を認め，新型コロナウイルス（severe acute respiratory syndrome coronavirus-2：SARS-CoV-2）PCR 検

2019：COVID-19）は血管内皮障害による血液凝固異常

査が陽性となり，COVID-19 肺炎の診断で前医に入院とを認め，静脈血栓症を合併する頻度が高く，肺血栓塞栓なった．翌日から呼吸状態の悪化があり当院へ転院搬送症（pulmonary thromboembolism：PTE）は直接死因とされた．

なりうる重要な合併症である1）2）．COVID-19 の重症度に入院時現症：身長 160 cm，体重 55.4 kg．意識清明．体よりその頻度は高くなり，集中治療室で管理が必要な症

温 36.2℃，血圧 150/70 mmHg，脈拍 78 回/分・整，SpO2

例の 40.8％に血栓症が発症し ，重症例の 7.6％に何らか92％（単純マスク 6 L/分）
，呼吸数 22 回/分．両肺背部での出血性合併症が起きたとされている2）．今回，我々はﬁne crackles を聴取した．

1）

COVID-19 に下膵十二指腸動脈瘤破裂と PTE および深部

入院時血液検査：WBC 6,300/ μL（Neu 90.0％，Lym静脈血栓症（deep vein thrombosis：DVT）を合併した

7.0％），Hb 12.2 g/dL，Plt 19.2×104/ μL，AST 21 U/L，稀少な症例を経験したため報告する．

ALT 12 U/L，LDH 369 U/L，CRP 11.1 mg/dL，KL-6症

例

患者：74 歳，女性．
主訴：労作時呼吸困難．

377.6 U/mL，フェリチン 576 ng/mL，FDP 45.7 μg/mL，D-dimer 20.5 μg/mL．
入院時画像所見（Fig. 1A, B）：両側下葉優位に非区域性のすりガラス影を認めた．

既往歴：高血圧，慢性心不全．

入院後経過：入院後，挿管下人工呼吸器管理へ移行し嗜好歴：飲酒，喫煙歴なし．

た．入院同日より広域抗生剤の併用下で，デキサメタゾ

現病歴：1 週間前から持続する労作時呼吸困難を主訴

ン（dexamethasone）6.6 mg/日とレムデシビル（remdesivir）の投与を開始した．未分画ヘパリンにて抗凝固療

連絡先：麻生 裕紀〒 491‒8558 愛知県一宮市文京 2‒2‒22ｂａｂ

大垣市民病院呼吸器内科

一宮市立市民病院呼吸器内科（E-mail: hirohiroaso@gmail.com）（Received 27 Jul 2021/Accepted 12 May 2022）

法を開始し，投与量は APTT の基準値の 1.5〜2.5 倍を目安に調整した．DVTの予防目的に弾性ストッキングを着用した．呼吸状態の改善が認められ第 7 病日に人工呼吸器を離脱し，以後は悪化なく経過し，室内気にて酸素化は維持できていた．第 11 病日に心窩部痛があり，造影CT において膵臓背側から後腹膜正中にかけての血腫と，

194

日呼吸誌

A

11（4），2022

BFig. 1 Chest X-ray and chest CT on admission. (A) Chest X-ray revealed ground-glass opacities
in both lungs. (B) Chest CT revealed diﬀuse ground-glass opacities in both lungs. The shadows
were predominantly in both lower lung lobes.

内部に血管外漏出像を認めた（Fig. 2A）．腹腔動脈起始いない．動脈瘤の破裂を合併した COVID-19 の各報告 3）〜8）

部の著明な狭小化と膵十二指腸アーケード領域の動脈拡の特徴を Table 1 に示した．発症年齢は 13〜88 歳と幅が張を認め（Fig. 2B, C），背景には正中弓状靭帯圧迫症候

広く，いずれの報告も動脈瘤の破裂による出血症状が契群（median arcuate ligament syndrome：MALS）の関機となり動脈瘤の発見に至った．また，各報告において与が考えられた．緊急選択的血管造影検査を施行し，レ出血は COVID-19 と確定診断した前後 3 週間以内に確認

オニスムーバ ® ハイフロータイプを使用して下膵十二指されており，比較的早期の合併症であることが示唆され，腸動脈を選択し，微小な動脈瘤と血管外漏出像を認め（Fig. 2D），同部位に対し NBCA‒ヨード化ケシ油脂肪酸

本症例も第 11 病日に発症している．

エチルエステル（ethyl ester of iodinated poppy-seed oil

れた．腹部内臓動脈瘤は稀な疾患であり，原因として

下膵十二指腸動脈瘤破裂の原因として MALSが考えらfatty acid）混合液で経カテーテル的動脈塞栓術（trans-MALS のほかに動脈硬化，外傷，先天性形成不全，感catheter arterial embolization：TAE）を施行した（Fig.

染・ 免疫異常による血管炎などが報告されている9）．

2E）．術後は動脈瘤破裂を発症した直後だったことを考

MALSは横隔膜正中弓状靭帯などの外的圧迫によって腹慮し，未分画ヘパリンを中止したうえで安静臥床とした．

腔動脈起始部が狭窄する疾患で，腹腔動脈の血流が低下

D-dimer は第 13 病日 10.8 μg/mL，第 22 病日 25.8 μg/mL，すると肝臓や脾臓へ血液を供給するために上腸間膜動脈

第 30 病日 12.8 μg/mL と高値で推移したが，第 19 病日にの血流が増加し，血行学的ストレスが加わった膵十二指下肢静脈超音波検査で DVTがないことを確認し，リハビ

腸アーケード領域の動脈が発達し動脈瘤が形成される10）．

リテーション継続により ADL（activities of daily living）

無症候の MALSは多く存在し，CTなどにて約 7％に無症は屋内自立歩行まで拡大した．第 40 病日の造影 CT にお候性狭窄が認められたとの報告もある10）．本症例は，腹いて腹腔内血腫は縮小した一方で，右大腿静脈から右総腔動脈起始部の著明な狭小化と膵十二指腸アーケード領腸骨静脈にかけて連続する DVT と PTE を認めた（Fig.

域の動脈拡張や血管の蛇行・不整と動脈瘤を認め MALS

3A, B）．下大静脈フィルター留置術と血栓吸引術を施行と合致している．SARS-CoV-2 は細胞膜に発現するアンし，未分画ヘパリンを再開した．その後，造影 CT にて

ジ オ テ ン シ ン 変 換 酵 素 2（angiotensin-converting en-DVTの退縮を確認し，未分画ヘパリンからリバーロキサzyme2：ACE2）受容体を介して細胞内へと侵入し，こバン（rivaroxaban）内服に変更した．それ以降の経過はの ACE2 受容体は血管内皮細胞にも存在する．SARS-良好で，第 60 病日にリハビリテーション継続のため転院

CoV-2 が血管内皮細胞に直接侵入し血管内皮の炎症・障となった．

害が惹起されると，血液凝固抑制作用，線溶亢進作用，考察

炎症抑制作用が障害され，さらに血管内皮細胞自体に炎症が起こることで血管壁は直接的に障害され出血をきた

COVID-19 患者に動脈瘤破裂による出血を合併した症すとされている11）．本症例において動脈瘤破裂が COVID-例報告は散見されるが，本症例のような COVID-19 罹患

19 に罹患した時期に合わせて発症したことから，ACE2後の下膵十二指腸動脈破裂を発症した症例は報告されて受容体を介した血管内皮障害によって動脈瘤破裂に至っ

出血症と血栓症を発症した COVID-19

ADBECFig. 2 Contrast-enhanced CT and angiography on day 11. (A) Contrast-enhanced CT showed aretroperitoneal hematoma with extravasation around the pancreas (arrow). (B, C) Contrast-enhanced CT showed severe stenosis of the celiac artery and poststenotic dilatation in the pancreaticoduodenal arcade (arrows). (D) Selective angiography of the inferior pancreaticoduodenal artery revealed an aneurysm. Angiography of the inferior pancreaticoduodenal artery showed ananeurysm and contrast media extravasation (arrow). (E) Postembolization angiography showedocclusion of the artery and disappearance of the contrast media extravasation.

AB

Fig. 3 Contrast-enhanced CT on day 40. (A) Contrast-enhanced CT showed pulmonary thromboembolism (PTE) in the right pulmonary artery (arrow). (B) Contrast-enhanced CT showed deepvein thrombosis (DVT) (arrow) from the right common iliac vein to the right femoral vein.

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196

日呼吸誌

Table 111（4），2022

Clinical features of ruptured aneurysm in COVID-19 patients reported in the literature

AuthorAge/Sex

Location of aneurysm

Severity of COVID-19

Treatment

OutcomePowezka K 3）
Cezar-Junior AB 4）
Mazzaccaro D 5）
Kasirajan K 6）
Savić D 7）
Fiani B 8）
Fiani B 8）

88/M
36/F
63/M
77/M
13/M
52/M
61/M

Popliteal artery
Internal carotid artery
Radial aneurysm
Popliteal artery
Middle cerebral artery
Posterior communicating artery
Anterior communicating artery

SevereModerate
SevereMild
SevereSevereND

None
Coil embolization
Surgery
Stent placement
Surgery
Coil embolization
Coil embolization

Died
Alive
Alive
Alive
ND
Alive
Alive

M: male, F: female, ND: not described.

た可能性は否定できない．動脈瘤の形成機序として生体関して申告なし．

内のアンジオテンシンⅡ値上昇の関与が指摘されている ．
12）

引用文献

ACE2 受容体を介して細胞内へ侵入した SARS-CoV-2 は，アンジオテンシンⅡをアンジオテンシン 1-7 へ変換する役
割を持つ ACE2 受容体をダウンレギュレーションする13）
ため，アンジオテンシンⅡの作用が増強され，無症候性1）Klok FA, et al. Conﬁrmation of the high cumulative
incidence of thrombotic complications in criticallyに存在した動脈瘤が急速に増大したことで破裂に至った

ill ICU patients with COVID-19: an updated analysis.
Thromb Res 2020; 191: 148‒50.

可能性が考えられた．治療の第一選択はカテーテル治療

2）Al-Samkari H, et al. COVID-19 and coagulation:

であるが，腹腔動脈が狭窄したまま施行されると長期的

bleeding and thrombotic manifestations of SARSCoV-2 infection. Blood 2020; 136: 489‒500.には動脈瘤が再発する可能性があり，今後の外科的手術，バルーン拡張術やステント留置による狭窄部位解除の検討が必要である．
DVTを発症した原因として，動脈瘤破裂後に残存した後腹膜血腫が下大静脈を物理的に圧排し血流がうっ滞した可能性があったことと，COVID-19 による凝固障害の関与が考えられた．COVID-19 関連の血栓症は急性期に高頻度でみられることが知られている1）が，遅発性に血栓症を発症した報告がされ14），SARS-CoV-2 の感染がもたらす炎症活動性と凝固障害は必ずしも関連していない

3） Powezka K, et al. Ruptured popliteal artery aneurysm complicated with acute respiratory distresssyndrome secondary to SARS-CoV-2 infection. AnnVasc Surg 2020; 66: 24‒7.
4）Cezar-Junior AB, et al. Subarachnoid hemorrhage
and COVID-19: association or coincidence? Medicine 2020; 99: e23862.
5）Mazzaccaro D, et al. Sudden rupture of small aneurysm of the radial artery in a patient with COVID19 pneumonia. Clin Case Rep 2021; 9: e04285.

ことが述べられている14）．本症例では DVT予防にて弾性

6）Kasirajan K, et al. Acute upper extremity ischemia

ストッキングを着用し，DVT 発症前の ADL は十分に改and symptomatic popliteal artery aneurysm sec-

善され，第 19 病日に DVTがないことを確認していた．このような背景において短期間で広範な DVTを発症したことは，急性期後の COVID-19 による凝固異常が関与した可能性は否定できない．また，残存血栓の塞栓化によって致死的な PTEを発症する可能性があったことから IVC
フィルターを留置する良い適応であった15）が，抗凝固療法開始後に血栓の退縮を認めたことから，今後血栓が消失した場合 IVC フィルター抜去を検討する方針とした．
COVID-19 関連の血栓症に対する抗凝固療法は有効である一方で，上部消化管出血，頭蓋内出血，腹腔内出血とondary to coronavirus disease 2019. J Vasc Surg
Cases Innov Tech 2021; 7: 267‒70.
7）Savić D, et al. Ruptured cerebral pseudoaneurysm
in an adolescent as an early onset of COVID-19 infection: case report. Acta Neurochir 2020; 162: 2725‒
9.
8）Fiani B, et al. Ruptured cerebral aneurysms in
COVID-19 patients: a review of literature with caseexamples. Surg Neurol Int 2021; 12: 187.
9）釜田茂幸，他．正中弓状靱帯圧迫症候群による腹腔いった致死的な出血を合併したことが報告されており ，動脈根部狭窄を合併した後腹膜血腫の 1 例．日臨外会誌 2015；76：916‒21．

抗凝固療法を行う際には患者背景や出血リスクに十分留

10）Kazan V, et al. Celiac artery compression syn-2）

意する必要があると考えた．
著者の COI（conﬂicts of interest）開示：本論文発表内容にdrome: a radiological ﬁnding without clinical symptoms? Vascular 2013; 21: 293‒9.
11）Varga Z, et al. Endothelial cell infection and endo-

出血症と血栓症を発症した COVID-19

theliitis in COVID-19. Lancet 2020; 395: 1417‒8.

19714）Brem FL, et al. Late-onset of pulmonary embolism

12）Thatcher SE, et al. ACE2 decreases formation andfollowing hospitalization for COVID-19 despite

severity of angiotensin II-induced abdominal aortic

thromboprophylaxis: a report of two cases. Pan Afraneurysms. Arterioscler Thromb Vasc Biol 2014;
34: 2617‒23.

15）日本循環器学会，他．肺血栓塞栓症および深部静脈

Med J 2021; 38: 226.
血栓症の診断， 治療， 予防に関するガイドライン

13）Verdecchia P, et al. The pivotal link between ACE2

（2017 年改訂版）．2018；36‒40．

deﬁciency and SARS-CoV-2 infection. Eur J Intern
Med 2020; 76: 14‒20.

Abstract

A case of coronavirus disease 2019 pneumonia complicated byrupture of an inferior pancreaticoduodenal artery aneurysm,
deep vein thrombosis, and pulmonary thromboembolism
Takashi Funasaka a, Hiromichi Aso b, Akira Fukushima b,
Yuko Nishinaga b, Takahiro Shimizu b and Chiaki Yamada bab

Department of Respiratory Medicine, Ogaki Municipal HospitalDepartment of Respiratory Medicine, Ichinomiya Municipal Hospital

A 74-year-old female presented to her local doctor with dyspnea on exertion. Computed tomography (CT) revealed ground-glass opacities in both lungs. We made a diagnosis of coronavirus disease 2019 (COVID-19) because severe acute respiratory syndrome coronavirus-2 (SARS-CoV-2) polymerase chain reaction (PCR) tests
were positive. After that, she developed worsening respiratory failure and required mechanical ventilation for 7days. On day 11, she suddenly complained of abdominal pain. Contrast-enhanced CT showed a retroperitoneal
hematoma with extravasation around the pancreas and stenosis of the celiac artery. Selective angiography
showed an aneurysm with slight extravasation from the inferior pancreaticoduodenal artery. She was treated by
performing transcatheter arterial embolization (TAE). On day 40, contrast-enhanced CT showed a pulmonary
thromboembolism (PTE) in the right pulmonary artery and deep vein thrombosis (DVT) from the right common
iliac vein to the right femoral vein. To prevent worsening of the PTE, we implanted an inferior vena cava ﬁlter.
This is a rare case of both a hemorrhage event due to a ruptured aneurysm and thrombosis in a COVID-19 patient.