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日呼吸誌

4（4），2015●画像診断

両肺に多発結節・腫瘤性陰影を呈し，胸腔鏡下肺生検で診断された
肺炎症性偽腫瘍の 1 例
森崎晋史

池亀聡

田尾義昭

岡林寛

居石克夫

髙田昇平

要旨：症例は 70 歳，女性．ガレノキサシンに反応しない胸部異常陰影のため当院を受診した．胸部 CT 上，両肺に大小不同の多発結節・腫瘤性陰影が認められ，気管支鏡検査を行ったが確定診断には至らなかった．
可溶性 IL-2 受容体上昇などから悪性リンパ腫疑いとして胸腔鏡下肺生検を行い，右中葉の病変を病理学的に検索を行い，炎症性偽腫瘍の診断に至った．プレドニゾロン 30 mg/日の内服を開始したところ，病変は速やかに軽快した．多発病変を有する炎症性偽腫瘍は非常にまれであり，文献的考察を交えて提示する．
キーワード：炎症性偽腫瘍，多発肺結節
Inflammatory pseudotumor, Multiple lung nodules緒

言時に高血圧で内服治療開始される．
生活歴：喫煙なし，機会飲酒．

胸部の結節・腫瘤性病変の鑑別は非常に多岐にわた現症：身長 155 cm，体重 59.5 kg，体温 36.5℃，血圧る．感染症（結核腫，真菌症など），腫瘍性疾患（原発性129/75 mmHg，脈拍 88/min・整，聴診：明らかな異常肺癌，転移性肺癌など），その他の疾患（アミロイドーシ

音を聴取せず，頸部リンパ節：触知せず．

ス，円形無気肺など）で肺に結節・腫瘤性病変を形成し初診時検査所見（Table 1）：白血球 7,700/μl，好中球

うる が，画像的な特徴や臨床所見，採血データなどを総69.3％，リンパ球 25.1％，C 反応性蛋白（CRP）2.19 mg/合的に把握し方針を検討することが求められる．

dl と，軽度の CRP 上昇を認めた．腫瘍マーカーの検索1）

しかし，希少疾患に関してはその画像的・臨床的特徴が十分に議論されてないものも多く，症例の集積が必要と考える．今回，我々は炎症性偽腫瘍と診断された多発結節・腫瘤性陰影の 1 例を経験したので報告する．

症例

では可溶性 IL-2 受容体（sIL2-R）が 1,025 U/ml と上昇していた．
胸部 X 線写真（Fig. 1A）：右側優位だが，両肺に多発結節影を認めた．
胸部単純 CT（Fig. 1B，C）：両肺に多発結節・腫瘤影を認める．右 S10 のものが最大で 41×34 mm であった．

患者：70 歳，女性．

右 S10 の腫瘤は spiculation を伴っていたが，他の結節は主訴：咳，痰，熱感．

辺縁が比較的明瞭で胸膜直下のものが多い印象だった．

現病歴：咳，痰，熱感を自覚するようになり，高血圧

F-ﬂuorodeoxyglucose positron emission tomography

18

でかかりつけの近医を受診した．胸部 X 線写真で浸潤（FDG-PET）/CT（Fig. 1D）：肺内の多発結節に FDG の異影が認められ，肺炎の診断でガレノキサシン（garenoxa-常集積を認めた．左 S3 の結節への集積が最強で，maxi-cin）を 5 日間投与されたが陰影の改善を認めず，前医受

mum standardized uptake value（SUVmax）＝14.6 で診から 2 週間後に当院紹介受診となる．

あった．結節以外への異常集積は認めなかった．

既往歴：50 歳時に胆石症で胆嚢摘出術，同じく 50 歳

臨床経過：右 S10 の腫瘤に対して気管支鏡下肺生検などを行ったが，有意な所見は得られなかった．診断確定

連絡先：池亀 聡〒811‑3195 福岡県古賀市千鳥 1‑1‑1
独立行政法人国立病院機構福岡東医療センター（E-mail: ikegamesa@fukuokae2.hosp.go.jp）（Received 26 Nov 2014/Accepted 20 Feb 2015）

目的で右中葉の結節に対し，胸腔鏡下肺部分切除術を施行した．病理組織（Fig. 1E）の検索で間質の線維化を伴う慢性の炎症細胞浸潤を認め，肺胞腔内には器質化像を一部分に認めた．線維芽細胞様の紡錘形細胞の腫瘍性増殖や，形質細胞による肉芽腫形成，病原体成分は認めず，

多発肺炎症性偽腫瘍の 1 例

Table 1
Complete blood cell countWhite blood cell
Neutrophil
Eosinophil
Basophil
Monocyte
Lymphocyte
Red blood cell
Hemoglobin
Hematocrit
PlateletTumor marker
CEA
CYFRA
Pro-GRPsIL2-R
Immunology
C-reactive protein
IgE
IgG

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Laboratory data on admission

7,700/μl
69.3％
0.3％
0.3％
5.0％
25.1％
429×104/μl
13.7 g/dl
40.5％
30.3×104/μl
2.3 ng/ml
1.56 ng/ml
70.80 pg/ml
1,025 U/ml
2.19 mg/dl
3 mg/dl
1,099.0 mg/dl

さらに免疫組織化学的検索にて IgG もしくはランジェリン陽性細胞の集蔟を認めないことから，炎症性偽腫瘍

IgA
IgM
β-D-glucan
Cryptococcus antigen
KL-6
Serum chemistry
Total protein
Albumin
T-bil
AST
ALT
γ -GTP
LDHAmylase
Glucose
BUNCrNaK
Cl

249.0 mg/dl
110.0 mg/dl
14.9 pg/ml
negative
463 U/ml
7.8 g/dl
4.5 g/dl
0.55 mg/dl
20 IU/L
22 IU/L
56 IU/L
203 IU/L
231 IU/L
107 mg/dl
24.0 mg/dl
0.8 mg/dl
142 mEq/L4.4 mEq/L
110 mEq/L

異常8）の報告はあるが，複数症例の検討ではない．
本症例は，右 S10 に spiculation を伴う 41×34 mm の腫瘤を最大として両肺に大小不同の結節を多数認めてお（器質化肺炎型）と診断した．
プレドニゾロン（prednisolone）30 mg/日の内服を開り，胸部 CT 所見からは感染症を含めた炎症性の機序や始したところ，すべての肺病変は速やかに縮小し，治療悪性腫瘍が疑われた．気管支鏡検査で病原体や悪性細胞後半年程度で寛解状態となった．プレドニゾロンは漸減は証明されず，血液検査では軽度の炎症所見と sIL2-R のし治療開始後 1 年で終了したが，再燃なく経過している．

上昇を認めるのみであり，術前の臨床診断としては悪性考

察リンパ腫を最も疑っていた．病理学的な検索以外で他疾患との鑑別に役立つ特徴的な所見が乏しい疾患であり，発熱・咳・熱感などの症状を契機に多発肺結節・腫瘤IPT を第一に疑うことは難しかったと考えるが，IPT が性陰影を指摘され，外科的肺生検で炎症性偽腫瘍と診断

sIL2-R 上昇と FDG-PET 異常を伴う多発肺結節・腫瘤影された 1 例を経験した．の鑑別疾患の一つとなりうることは，本症例からの一番炎症性偽腫瘍は，1939 年 Brunn らにより plasma cell

大きなメッセージと考える．

granuloma として初めて報告 された疾患である．現在

IPT は病理組織の主要な特徴により organizing pneu-

は inﬂammatory pseudotumor（IPT）が広く用いられる

monia type，ﬁbrous histiocytoma type，lymphoplasma-

呼称だが，病理学的特徴から plasma cell granuloma など

cytic type の 3 型に分類することが提唱されている9）．とも呼ばれることがある．

Fibrous histiocytoma type では ALK（anaplastic lym-2）

頻度に関して，Golbert ら3）は 0.7％（1,075 例の肺，気phoid kinase）遺伝子が染色体転座などにより約 50％で管の腫瘍での検討），Cerfolio ら は 0.04％（外科切除が活性化されているとの報告10）11）もあり，inflammatory行われた肺腫瘍 56,400 例）と報告しており，非常にまれ

myoﬁbroblastic tumors（IMT）として独立した subsetな疾患と考えられている．Agrons らの 61 例をまとめたに分類されつつある．Lymphoplasmacytic type は Cas-

報告 によると腫瘍のサイズは大小さまざま（1〜10 cm，tleman 病との overlap が報告12）され，IgG4 関連疾患との平均 4.4 cm）であるが，結節は単発であることが多く，関係が示唆13）される例もあり，IPT は複数の病態を包括多発性のものは 5％程度と少ないとされる．画像上，腫した疾患概念であると認識されつつある．

4）5）

瘍は辺縁平滑または分葉状であり，原発性肺癌や転移性

本症例では IgG4 免疫染色，break apart 法による ALK

肺腫瘍に類似した陰影を呈し 5），空洞を呈することは少遺伝子転座の評価を追加しいずれも陰性であった．肺内ないとされる6）．IPT における sIL2-R 上昇7）や FDG-PETに多発病変を有する IPT の症例報告は本学会誌の過去

338

日呼吸誌

4（4），2015

Fig. 1 （A）Chest radiograph on admission. Lung nodules and masses scatter throughout the bilateral lung field.（B, C）Chest CT on admission shows bilateral lung nodules
and masses. Margin is relatively clear, and most nodules locate peripheral lung field.
/CT imaging.
（D）18F-fluorodeoxyglucose positron emission tomography（FDG-PET）
FDG strongly accumulate on lung nodules and masses.（E）Hematoxylin-eosin stainingof the resected lung nodule at 100× magnification shows irregular fibrosis and chronic
inflammatory cell infiltration. Intra-alveolar organization is also seen.

10 年の検索で 2 つ14）15）あるが，いずれも IgG4 関連疾患のものである．逆に IgG4 陰性が証明された多発性 IPT はない．疾患の細分化が進むなかで，IgG4 陰性，ALK 遺伝子転座の陰性が確認された IPT の画像所見を提示した 1 例という点においても，本症例は意義深いものと考える．

引用文献
1）Patel VK, et al. A practical algorithmic approach to
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2）Brunn H. Two interesting benign lung tumours of

著者の COI（conﬂicts of interest）開示：本論文発表内容に関して特に申告なし．

contradictory histopathology: remarks on the necessity for maintaining the chest tumour registry. J
Thorac Cardiovasc Surg 1939; 9: 119‑31.
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過中に肺病変の悪化と下垂体病変が出現し IgG4 関連

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疾患と考えられた 1 例．日呼吸会誌 2011; 49: 922‑8.

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た炎症性偽腫瘍の 1 例．日呼吸会誌 2008; 46: 894‑8.

Abstract

A case of inflammatory pseudotumor that presented multiple lung nodules and masses,
diagnosed by a thoracoscopic lung biopsy
Shinji Morisaki, Satoshi Ikegame, Yoshiaki Tao, Kan Okabayashi, Katsuo Sueishi and Shohei Takata
National Hospital Organization Fukuoka-Higashi Medical Center

The patient was a 70-year-old female. She visited our hospital, because her lungʼs abnormal shadow on chest
radiograph was refractory for garenoxacin administration. Chest computed tomography revealed multiple lungnodules and masses with variable size, for which fiberopticbronchoscopy could produce no diagnostic results.
Malignant lymphoma was suspected by elevation of serum soluble interleukin-2 receptor. Lung biopsy was performed using video-assisted thoracoscopic surgery, and pathological exploration led to the diagnosis of “inflammatory pseudotumor.” All nodules and masses showed improvement after 30 mg/day of prednisolone administration. We present this extremely rare case of multiple lung inflammatory pseudotumor with several previous
reports and considerations.