信州医誌，70⑶：183～188，2022

CT ガイド下針生検で診断・治療方針が確定した
椎体の圧排を伴った後腹膜神経鞘腫の１例
島 田 恭 輔1）＊ 久保田諭史1）
佐 藤 良 紀2） 小 林 翔 太2）

髙 山 昇 平1）
駒 津 光 久1）

1） 信州大学医学部内科学第四教室（糖尿病・内分泌代謝内科）
2） 信州大学医学部附属病院臨床検査部

Retroperitoneal Schwannoma with Vertebral Body Compression Whose Diagnosis
and Treatment Policy were Confirmed by CT-guided Needle Biopsy
Yasuho Shimada1）, Satoshi Kubota1）, Shohei Takayama1）
Yoshinori Sato2）, Shota Kobayashi2） and Mitsuhisa Komatsu1）
1） Department of Medicine (Diabetes, Endocrinology and Metabolism),
Shinshu University School of Medicine
2） Department of Laboratory Medicine, Shinshu University Hospital
A 20-year-old female patient with no noticeable medical or surgical history was admitted to our hospital witha mass in her abdomen. She had no symptoms. Laboratory parameters including tumor markers and hormones
were all within the normal range. Computed tomography demonstrated a solid mass in the right retroperitoneum.
The tumor had compressed the vertebra. Usually, retroperitoneal tumors may be adrenocortical cancer or pheo­chromocytoma and should not be biopsied. Surgery is often performed to treat large tumors. We planned tohave surgery in this case, but the risk of surgery was too high because the tumor had compressed the vertebra,
so we decided to perform a needle biopsy. The pathological result was a diagnosis of benign schwannoma. Thiscase received a follow-up examination. If the risk of surgery is too high, needle biopsy should be considered be­cause it is useful for diagnosis and decisions about treatment policy. Shinshu Med J 70 : 183―188, 2022
(Received for publication December 24, 2021 ; accepted in revised form January 18, 2022)
Key words : retroperitoneal tumor，schwannoma，needle biopsy
後腹膜腫瘍，神経鞘腫，針生検

Ⅰ 緒

腫瘍であれば外科的切除のリスクが高い場合は経過観

言察の選択肢も生じるため，術前に正確な診断を行うこ神経鞘腫は外胚葉性腫瘍で，頭や首，四肢に好発す
1）とが望まれる。われわれは，椎体への圧排を伴った後るが，後腹膜に発生することは稀である 。後腹膜腫

腹膜腫瘍に対して治療方針を決定するために CT ガイ

瘍の原因としては神経鞘腫より副腎癌や褐色細胞腫のド下生検を行い神経鞘腫の診断が確定し，リスクの高頻度が高く，これらの可能性があるために生検は一般い切除術を回避できた症例を経験したので文献的考察的に禁忌である。一方で後腹膜神経鞘腫は良性腫瘍でを加えて報告する。

あることが多く，外科的切除で根治が望めるが，発生Ⅱ部位によっては極めてリスクの高い手術になる。良性＊

Corresponding author：島田恭輔
松本市旭３-１-１〒390-8621

信州大学医学部内科学第四教室（糖尿病・内分泌代謝内科）

E-mail : yshimada@shinshu-u.ac.jp

No. 3, 2022症

例

症例：20歳，女性。
既往歴：なし。
現病歴：Ｘ-１年12月，健康診断の胸部Ｘ線写真で腹部に腫瘤影を指摘された。Ｘ年１月に前医を紹介受
183

島田・久保田・髙山ら
表１

血液・尿検査所見

血算
白血球
ヘモグロビン
血小板5,780 /μl
12.9 g/dl
31.9×104 /μl

生化学
UNCr
AST
ALT
ALP
LD
CRP

11.5 mg/dl
0.68 mg/dl
14 U/l
9 U/l
84 U/l142 U/l0.01 mg/dl

腫瘍関連基準範囲

AFP
CEA
CA19-9PIVKA2
血中内分泌検査2.50.87.724ng/ml
ng/ml
U/ml
mAU/ml

早朝安静空腹時

0.0-10.0
0.0-3.4
0.0-37.0
0-39
基準範囲

コルチゾールACTH
アルドステロン
活性型レニン濃度
DHEA-S9.4 μg/dl
15.0 pg/ml
113.0 pg/ml
7.9 pg/ml
198 μg/dl

蓄尿検査

1.0-15.0
7.2-63.3
35.7-240.0
3.2-36.3
92-399
基準範囲

アドレナリン
ノルアドレナリン
ドパミン
メタネフリン
ノルメタネフリン
遊離コルチゾール

15.0
82.0
620
0.17
0.16
60.3

μg/ 日
μg/ 日
μg/ 日
mg/ 日
mg/ 日
μg/ 日

1.1-22.5
29.2-118.0
100-1000
0.05-0.20
0.10-0.28
11.2-80.3

診し，造影 CT が施行され，後腹膜腫瘍を指摘された。

ル9.4 μg/dl，ACTH 15.0 pg/ml， アルドステロン

確定診断の目的で CT ガイド下針生検が予定されたが，113.0 pg/ml，活性型レニン濃度7.9 pg/ml，DHEA-褐色細胞腫やパラガングリオーマの可能性が否定でき

S 198 μg/dl と明らかな異常は見られなかった。蓄尿ないことから，内分泌学的評価目的にＸ年２月に当科検査において，カテコールアミンとその代謝産物も基に入院となった。

準範囲内であった。１mg デキサメタゾン抑制試験に現症：身長149.4 cm，体重43.8 kg，脈拍70 bpm，血圧124/76 mmHg，体温36.3 ℃。

おいて，コルチゾール0.9 μg/dl，ACTH 2.5 pg/mlと抑制を認め，クッシング症候群は否定された。

身体所見：眼瞼結膜に貧血はなく，眼球結膜に黄染

画像所見（図１）：胸部Ｘ線写真では右横隔膜直下を認めない。満月様顔貌などのクッシング徴候を認めに腫瘤影を認めた。腹部単純 CT では椎体右縁に55×ない。甲状腺腫大はない。心雑音やラ音を聴取せず，

61 mm 大 の 腫 瘤 を 認 め ，L1 椎 体 と 接 し て い る 。

腹部には特記所見はなかった。

18

血液・尿検査所見（表１）：血算および生化学に異常所見を認めなかった。早朝安静空腹時のコルチゾー
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F-FDG-PET では SUVmax3.1の淡い集積を認め，

123

I-MIBG シンチグラフィでは有意な集積は見られなかった。MRI では，大動脈の背側と椎体前面沿いに
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ol. 70

椎体の圧排を伴った後腹膜神経鞘腫

図１

画像所見

ａ：胸部Ｘ線写真
右横隔膜直下に腫瘤を認める（黒色矢印）。
ｂ：腹部単純 CT
椎体右縁に55×61 mm 大の腫瘤を認め，L1椎体の圧排所見を認める（黒色矢印）。
ｃ：18F-FDG-PET
SUVmax3.1の淡い集積を認める（黒色矢印）。
ｄ：123I-MIBG シンチグラフィ
腫瘍への有意な集積は見られない（黒色矢印）。
ｅ：MRI（T2強調像）
椎体右縁に腫瘤を認める（黒色矢印）。腫瘍は大動脈の背側と椎体前面沿いに対側の後腹膜腔へと進展している。L1椎体を圧排している所見を認めるが，椎間孔とは離れている。

対側の後腹膜腔への腫瘍の進展を認める。L1椎体を本症例のようにコルチゾール分泌に異常がないことも圧排している所見を認めるが，椎間孔とは離れている。

多く，切除標本による病理学的確定診断が求められる。

副腎癌はクッシング症候群を呈することも多いが，また，123I-MIBG シンチグラフィは褐色細胞腫に対す

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島田・久保田・髙山ら

図２ 針生検組織の病理所見
HE 染色（×20）（ａ）では，細胞核の索状配列や Verocay 小体を認める紡錘形細胞を認める。
異型は軽度で核分裂像はほとんど見られず，壊死組織も見られなかった。免疫染色（×40）ではS-100（ｂ）および H3K27me3（ｃ）は陽性，chromogranin A（ｄ）および synaptophysin（ｅ）は陰性であった。Ki-67は１％前後であった（ｆ）。

る特異度は95 ％以上と高いものの 2），感度は90 ％程ては針生検による診断が有用であると考え，CT ガイ度であり，取り込み陰性からは褐色細胞腫は否定できド下に針生検を行う方針とした。褐色細胞腫・パラガ

3）ない 。以上から神経節細胞腫が疑われるも，褐色細ングリオーマの可能性も完全に否定できないことから，胞腫や副腎癌を否定しきることができず，外科手術に術中に予期しない腫瘍細胞からのカテコールアミンのよる摘出が検討された。しかし，椎体の同時切除も必過剰放出に対応するため α 1 アドレナリン受容体拮抗要となり，術後に下半身麻痺の可能性は高く，腫瘍と薬であるドキサゾシン20 mg/日の術前内服を行った

椎体の間に分節動脈が走行していたことから出血によ上で，腹臥位にて右背部から L1椎体の右横突起の直る術中死のリスクもあると判断された。また，良性腫下を狙って CT ガイド下生検を行った。

瘍の可能性もあり，手術のリスクと得られる効果には病理所見（図２）：細胞核の索状配列や Verocay 小明らかなギャップがあると考えられた。本症例におい体を認める紡錘形細胞腫瘍であった。異型は軽度で

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信州医誌

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椎体の圧排を伴った後腹膜神経鞘腫

核分裂像はほとんど見られず，壊死組織も見られなるよりは，後腹膜腫瘍として頻度が高い副腎皮質癌やかった。免疫染色では S-100および H3K27me3は陽性，褐色細胞腫の可能性を考えて治療方針を立案した。
後腹膜腫瘍の針生検は，副腎皮質癌や褐色細胞腫がchromogranin A および synaptophysin は陰性であっ否定できない点から原則禁忌と考えられるが，針生検た。Ki-67は１％前後であった。

を行った報告も存在し，神経鞘腫においては，壊死の以上の所見から良性の神経鞘腫の診断となった。
Ⅲ 考

ようなアグレッシブな画像所見を呈しても，針生検に察よる診断で手術を行わずに経過観察が可能であった症

椎体への圧排を伴った後腹膜腫瘍に対して CT ガイ

例報告もある 8）。さらに開腹生検の播種のリスクがド下で針生検を行った症例である。後腹膜腫瘍を副腎32 ％であるのに対して針生検でのリスクは0.8 ％と低偶発腫の観点から考察すると，手術を施行された副腎いと報告されている10）。

偶発腫のうち，副腎皮質癌と褐色細胞腫で23.4 ％を4）

本症例においては，副腎皮質癌や褐色細胞腫を否定占めている 。副腎癌や褐色細胞腫の可能性がある場しきれないながらも積極的に支持する所見もなく，良合には，生検は播種や高血圧クリーゼのリスクのため性腫瘍である可能性が考慮された。また，手術リスクに一般的に禁忌である5）。また，副腎皮質癌に関しても高く，リスクと得られる効果を考慮し針生検を行っ

6）は生検による診断精度も高くない 。褐色細胞腫におた。病理結果は良性の神経鞘腫の診断であったため，いては，MIBG シンチグラフィで集積がなく，生化学腫瘍の大きさや性状の経過観察を行っていく方針とし的にもカテコールアミンおよびその代謝産物に異常をた。

7）

認めなかった症例の報告もある 。以上のことから副Ⅳ腎皮質癌や褐色細胞腫の術前評価は困難なことが多く，

語

後腹膜腫瘍は悪性腫瘍の可能性も十分に考慮する必腫瘍径が４cm を超える場合は副腎皮質癌の可能性が4）

結高くなることから外科的切除が推奨される 。臨床的要があるが，良性疾患も発生しうる。脊髄に近い部位には悪性の可能性を考慮し，大きい腫瘍の場合には副で発生しうることから，時に本症例のように手術リス腎皮質癌や褐色細胞腫を念頭に対応することが現実的クが極めて高くなる場合がある。外科的摘出が困難なである。

広がりをしめす後腹膜腫瘍は，摘出手術によるリスク

病理学的に神経鞘腫と診断された後腹膜腫瘍の術前8）

診断は32.2 ％で副腎皮質癌が考えられていた 。また，と得られる効果を吟味し，各科と連携し総合的に判断していく必要がある。

神経鞘腫は頭頚部や四肢に多く見られ，後腹膜での発生頻度は0.75～2.6 ％程度と稀である 9）。本症例においても，良性腫瘍であることが多い神経鞘腫を想起す
文

本症例の要旨は日本内科学会第149回信越地方会にて報告した。
献1） Daneshmand S, Youssefzadeh D, Chamie K, et al : Benign retroperitoneal schwannoma : a case series and review ofthe literature. Urology 62 : 993-997, 2003
2） Swensen SJ, Brown ML, Sheps SG, et al : Use of 131I-MIBG scintigraphy in the evaluation of suspected pheochromo­
cytoma. Mayo Clin Proc 60 : 299-304, 1985
3） Cecchin D, Lumachi F, Marzola MC, et al : A meta-iodobenzylguanidine scintigraphic scoring system increases
accuracy in the diagnostic management of pheochromocytoma. Endocr Relat Cancer 13 : 525-533, 2006
4） Mantero F, Terzolo M, Arnaldi G, et al : A survey on adrenal incidentaloma in Italy. J Clin Endocrinol Metab 85 :637-644, 2000
5） Habscheid W, Pfeiffer M, Demmrich J, Muller HA : Puncture track metastasis after ultrasound-guided fine-needle
puncture biopsy. A rare complication ? Dtsch Med Wochenschr 115 : 212-215, 1990
6） Mazzaglia PJ, Monchik JM : Limited value of adrenal biopsy in the evaluation of adrenal neoplasm : a decade ofexperience. Archives of Surgery 144 : 465-470, 20097） 勝又有記，高井優季，黒本暁人，他：MIBG シンチグラフィ陰性褐色細胞腫クリーゼの一例．日泌会誌 110：206-210，2019
No. 3, 2022187

島田・久保田・髙山ら
8） Wilson MP, Katlariwala P, Huang J, Low G, Wiebe E : Benign adrenal and suprarenal retroperitoneal schwannomas
can mimic aggressive adrenal malignancies : case report and review of the literature. Intractable Rare Dis Res 9 :156-162, 2020
9） Harada TL, Nagao G, Aoyagi T, et al : Giant retroperitoneal schwannoma in a 52-year-old man. Radiol Case Rep 13 :810-814, 201810） Barrientos-Ruiz I, Ortiz-Cruz EJ, Serrano-Montilla J, Bernabeu-Taboada D, Pozo-Kreilinger JJ : Are Biopsy Tracts
a Concern for Seeding and Local Recurrence in Sarcomas ? Clin Orthop Relat Res 475 : 511-518, 2017

（Ｒ 3. 12. 24 受稿；Ｒ 4. 1. 18 受理）

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