左下咽頭梨状窩瘻の 7 歳男児例

仙台医療センター医学雑誌 Vol. 12, 2022

症例
発熱と頸部痛を繰り返した
左下咽頭梨状窩瘻の 7 歳男児例
大槻俊文 1）、上村美季 1）、大友江未里 1）、渡邊庸平 1）、八木一剛 2）、頓所滉平 1）、齋藤大 1）、酒井秀行 1）、
大沼良一 1）、久間木悟 1）
1）国立病院機構仙台医療センター

小児科

2）国立病院機構仙台医療センター

耳鼻咽喉科

抄録
下咽頭梨状窩瘻は胎生期の頸部発生における第 3 もしくは第 4 鰓弓の遺残物とされ、下咽頭の梨状窩から甲状腺付近まで至る盲管構造である。瘻孔内に感染を引き起こすと、頸部腫瘤、膿瘍や急性化膿性甲状腺炎の原因となることがある。症例は 7 歳男児で、発熱と左頸部の痛み、腫脹を繰り返していた。このため頸部造影 CT を施行したところ甲状腺左葉に一部接して不均一に造影される腫瘤影とその頭側に含気を認め、左下咽頭梨状窩瘻が疑われた。しかし甲状腺炎には至っていなかった。治療は Cefotaxime と Clindamycin で行い左前頸部腫脹は軽快した。内服を含め計 15 日間の抗菌薬投与で消炎を行ってから咽頭造影検査を行ったと
ころ、左梨状窩直下に造影剤の残留を認め左下咽頭梨状窩瘻およびその瘻孔部感染による頸部腫瘤と診断した。瘻孔については今後根治目的の手術を行う方針である。本症例のように発熱と頸部腫脹を繰り返す場合には下咽頭梨状窩瘻が存在している可能性を念頭に置き診療にあたる必要がある。
キーワード：頸部腫瘤、下咽頭梨状窩瘻、急性化膿性甲状腺炎、小児（2022 年 5 月 30 日受稿、2022 年 6 月 24 日受理、連絡先：大槻俊文・仙台医療センター【はじめに】

小児科）

で文献的考察を若干加えて報告する。

下咽頭梨状窩瘻は胎生期の頸部発生における第 3もしくは第 4 鰓弓の遺残物とされ、下咽頭の梨状【症例】

窩から甲状腺付近まで至る盲管構造である 1）。有病症例：7 歳

男児率は不明であるが、性差はなく解剖学的に左に発生

主訴：発熱

左前頸部腫脹。瘻孔部に口現病歴：入院の 2 か月前に 40℃台の発熱と頸部痛

腔内細菌が感染すると、頸部に感染性腫瘤を形成を主訴に近医を受診し、中耳炎疑いで Cefaclor をし、さらに甲状腺に炎症が波及すると急性化膿性甲投与され、速やかに解熱した。1 か月後に 37℃台することが多いとの報告がある状腺炎の原因となることがある

1）2）3）

1）2）3）の発熱と腹痛があり近医を受診した。Fosfomycin。

今回、月単位で反復する発熱と頸部痛が抗菌薬治を処方され腹痛は速やかに改善したが発熱は持続し療にて改善するという臨床経過、および咽頭造影検た。発熱 7 日目より左頸部の腫脹が出現したため

査をはじめとする各種検査から診断に至った左下咽発症 9 日目に当科紹介となり、菊池病疑いとして頭梨状窩瘻および瘻孔部感染の 1 例を経験したの経過観察したところ症状は一時改善した。入院前日
104

左下咽頭梨状窩瘻の 7 歳男児例

仙台医療センター医学雑誌 Vol. 12, 2022から再び 38.1℃の発熱、頸部痛、軽度の嘔気、耳介発赤があり当科を再診した。受診時に左前頸部に直径 3cm 大の球状の腫瘤を触知し、精査加療目的に当科入院となった。
既往歴：6 か月、1 歳時にインフルエンザ罹患
家族歴：甲状腺疾患や悪性疾患の家族歴はない。
入院時現症：体温 37.2℃、体重 24kg、左前頸部に直径 3cm 大の球状で弾性硬、可動性良好の腫瘤を触知した（図 1）。同部には圧痛を認めたが熱感や
図図2
2 入院時頸部超音波検査
入院時頸部超音波検査
甲状腺左葉に接して長径28.3mmの不整形腫瘤を認める
甲状腺左葉に接して長径28.3mm の不整形腫瘤を認める

発赤はなかった。口腔内発赤や白苔の付着は認めなかった。頸部および体表のリンパ節腫大を認めなかった。
入院時検査所見：白血球 5400/μL と正常であった

体 2.4 IU/mL と異常所見は認めなかった。その他、が、CRP 0.6 mg/dL と炎症反応が軽度上昇してい可溶性 IL-2 受容体 573.0 U/mL、CEA 0.9 ng/mLた。 甲 状 腺 機 能 に つ い て は、FT3 4.16 pg/mL、と 正 常 で あ っ た（ 表 1）。 咽 頭 粘 液 培 養 で は、 α

FT4 1.32ng/dL、TSH 4.71μIU/mL と正常範囲で、

hemolytic streptococcus、Heamophilus

サイログロブリン 22.1 ng/mL、カルシトニン 0.67

parainﬂuenzae、Neisseria species を検出した。

pg/mL、抗サイログロブリン抗体陰性、抗 TPO 抗画像検査：甲状腺超音波検査では、甲状腺の表面は平滑で腫大は認めなかったが、左葉に接して長径28.3 ㎜の不整形の腫瘤を認めた（図 2）。境界は不明瞭で内部は不均一だったが血流を認めた。また、周囲には最大径 16 ㎜の腫大リンパ節を複数認め、炎症性変化が示唆された。頸部造影 CT 検査では、腫瘤触知部位と一致して左前頸部に直径 27 ㎜の不均一に造影される陰影を認め、一部甲状腺の左葉に浸潤していた（図 3）。また、腫瘤よりも頭側にごく少量の Air を認め、管状構造の存在が疑われた（図 4）。そのほか熱源となるような病変や悪性腫瘍を疑わせる所見はなかった。
入院後経過：初発時から診断に至るまでの臨床経過

図1 入院時の左前頸部
図 1 入院時の左前頸部
直径3㎝ほどの腫瘤を触知した
直径 3 ㎝ほどの腫瘤を触知したを図 5 に示す。入院時の採血検査では軽度の炎症反応を認め、入院当日から Cefotaxime（CTX）90

WBC

5.4103/μL

Na

137

mEq/L

Hb

12.5g/dL

Cl103mEq/L

Hct

39.1

%

K

3.9mEq/L

Plt

35.3

104/μL

CRP

0.6

mg/dL

Neut

2900/μL

sIL-2R

573.0

U/mL

Alb

4.0g/dL

フェリチン

38.5

ng/mL

T-Bil

0.44

mg/dL

TSH

4.71

μIU/mL

AST

22U/L

FT3

4.16pg/mL

ALT

12U/L

FT4

1.32

ng/dL

ɤ-GTP

11U/L

サイログロブリン

22.1

ng/mL

CK

55

mU/mL

カルシトニン

0.67

pg/mL

アミラーゼ

69

U/L

IU/mL

リパーゼ

20U/L

抗サイログロブリン抗 <10.0体

BUN

8mg/dL

Cre0.37mg/dL

表1

抗TPO抗体2.4IU/mL

CEA

0.9ng/mLmg/kg/day を開始した。解熱が得られなかったため
入院 3 日目から下咽頭梨状窩瘻に嫌気性菌が感染し て い る 可 能 性 を 念 頭 に Clindamycin（CLDM）
25 mg/kg/day を併用開始した。同日当院耳鼻科にて咽頭内視鏡検査を施行するも、観察範囲内に膿汁の貯留など異常所見を認めなかった。また喉頭にも浮腫など気道狭窄の所見も認めなかった。入院 5 日目には解熱が得られたため、入院 6 日目に抗菌薬を Amoxycillin/Clavulanic acid（AMPC/CVA）3.03

表1 入院時採血検査

入院時採血検査105

㎜の左下咽頭梨状窩瘻の 7 歳男児例

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入院時頸部造影CT検査
図 3 図3
入院時頸部造影CT 検査
一部甲状腺左葉に浸潤する長径27㎜の一部甲状腺左葉に浸潤する長径27 ㎜の不均一な腫瘤影
不均一な腫瘤影(矢頭)（矢頭）

図4 入院時頸部造影CT検査
図3の腫瘤影より頭側に含気を認める(矢頭)咽頭造影検査図 6 図6咽頭造影検査梨状窩直下に造影剤の残留を認める(矢頭)梨状窩直下に造影剤の残留を認める（矢頭）直下に造影剤の残存が認めたため、左下咽頭梨状窩
瘻の確定診断とした（図 6）。今回の繰り返す発熱と頸部腫脹は左下咽頭梨状窩瘻の瘻孔部感染によるものと考えられた。
今後は瘻孔部摘出を含む根治手術を行う予定である。
【考察】
小児は成人に比べて免疫系が未発達で咽頭腔が狭く周囲の組織も柔らかい。このため深頸部膿瘍がで入院時頸部造影CT検査
図図4
4 入院時頸部造影
CT 検査
図3の腫瘤影より頭側に含気を認める(矢頭)図 3 の腫瘤影より頭側に含気を認める（矢頭）きやすく気道圧迫症状を伴うこともあり重篤になりやすい。深頸部膿瘍の原因として化膿性頸部リンパSymptoms

発熱
頸部痛

発熱
前頸部腫瘤
腹痛

節炎、咽頭・扁桃・歯原性感染症、頸嚢胞や瘻孔な発熱
前頸部腫瘤

どが挙げられるが、その中でも発生頻度の低い下咽頸部造影
CTExaminations

咽頭造影

頭梨状窩瘻への感染による深頸部膿瘍は診断がつき

咽頭内視鏡
Treatment Cefaclorにくい。

Cefotaxime

Amoxycillin/
Clindamycin Clavulanic acid

Fosfomycin
Day0Day1Day3

Day6Day16

下咽頭梨状窩瘻における瘻孔は、胎生期の頸部のDay17

入院
X年Y-2月図5

X年Y-1月

臨床経過

発生段階における第 3 もしくは第 4 鰓弓由来の遺X年Y月 X年Y月
Z-1日
Z日
図5 臨床経過残物とされており、下咽頭の梨状窩にある咽頭粘膜が尾側に向かって引き延ばされ瘻孔化した内瘻で甲g/day 内服に変更し退院とした。退院時、左前頸部状腺の近傍まで伸びている 1）。また、性差はなく、の腫瘤は直径 2cm 大まで縮小を認めるも性状は変

解剖学的に圧倒的に左側の発症が多い 2）。口腔内常化なく、圧痛は残存していた。

在菌が瘻孔部に感染し下降性に炎症が波及して膿瘍

退院後 11 日目に左前頸部の腫瘤は直径 1.5 ㎝大を形成すると、頸部膿瘍や腫瘤、急性化膿性甲状腺まで縮小し、弾性硬で性状は変化なかったが、圧痛炎の原因になる 1-3）。症状としては、発熱や前頸部は消失していた。同日に当院耳鼻科でバリウムを用の腫脹、発赤が多く、圧痛や嚥下時痛を伴うこともいた咽頭造影を行ったところ、左の下咽頭梨状窩のある 2）。新生児期に発症した場合、気道圧排による106

左下咽頭梨状窩瘻の 7 歳男児例

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や、造影剤をジュースで割って飲みやすくすると呼吸困難感、チアノーゼが認められ重篤となること
4）がある 。本症例では発熱と前頸部痛、腫脹を認めいった報告もある 6）。本症例では、消炎後の退院後ていたが、嚥下時痛や気道の圧排所見はなかった。

11 日目に外来にてバリウムを用いて施行した。そまた、左側発症である点は下咽頭梨状窩瘻として考の結果、下咽頭の梨状窩の直下に造影剤の残存を認えやすい。臨床経過としては、保存的加療後に再発め、下咽頭梨状窩瘻と診断した。検査終了後も患児2）を繰り返すことが多いとされている 。本症例でもからは特に不快感の訴えは聞かれなかった。入院中

発熱と頸部痛、腫脹を認め抗菌薬投与にて軽快するに咽頭造影検査を施行していた場合、浮腫により造というエピソードを月単位で繰り返しており、下咽影剤の流入が難しく所見を得ることが難しかったと頭梨状窩瘻の臨床経過としては典型的であると考え思われ、今回の咽頭造影検査のタイミングは適切でられる。

あったと考えられた。

下咽頭梨状窩瘻の診断には、頸部 CT 検査、咽頭内視鏡検査、咽頭造影検査が用いられている

下咽頭梨状窩瘻の治療について、感染急性期は抗2）5）6）7）

菌薬投与、経皮的ドレナージが行われる。起因菌と。頸部 CT 検査は急性期でも炎症の程度がわしては、下咽頭梨状窩に開口しているという特性かかり、甲状腺形態の変化や膿瘍の存在も確認でき

らブドウ球菌、連鎖球菌、嫌気性菌といった口腔内る。さらに瘻孔径が十分である場合には含気から瘻常在菌が多いといわれている 12）。本症例での抗菌孔を確認できるという利点がある 2）。今回の症例で薬選択については、細菌感染症として第三世代セは入院時に頸部造影 CT 検査を施行したところ、甲フェム系抗菌薬 CTX を選択し、その後嫌気性菌カ状腺の左葉に一部浸潤している内部不均一な腫瘤をバーとしてリンコマイシン系抗菌薬 CLDM を追加認め、その頭側にわずかな含気を認めた。しかし、した。CLDM の選択においては、下咽頭梨状窩瘻

梨状窩から甲状腺近傍に連続する瘻管の確認には至による急性化膿性甲状腺炎に CTX と CLDM の併らなかった。一方で CT 検査は小児に対して被曝の用が著効したという星野らの文献を参考にした 9）。

リスクもあり、撮影のタイミングについては慎重に退院時は AMPC/CVA に切り替えた。投与期間は検討する必要がある。咽頭内視鏡検査は内視鏡下にCTX 単独が 2 日間、CTX と CLDM の併用が 3 日

瘻孔開口部を直接確認できるが、小児に対しては鎮間、AMPC/CVA に切り替えて 10 日間の合計 15 日静を考慮する必要があり炎症の急性期では浮腫によ間であった。患児は CRP の上昇が軽微で治療効果り観察が困難となる可能性が高い。本症例では児の判定の指標としては不十分であり、発熱と頸部腫瘤協力もあり無鎮静で施行することができたが、梨状の大きさも治療効果判定に加えた。抗菌薬投与 5 日

窩に瘻孔開口部を確認することはできなかった。炎目に解熱し、入院 6 日目には腫瘤が縮小し CRP も症が落ち着いた後であれば、開口部が確認できた可陰転化しており検出菌の結果を踏まえても抗菌薬に能性はあると思われた。咽頭造影検査は造影剤を飲よる治療効果はあったと考えられた。一方で、抗菌用してもらい、造影剤を梨状窩に流入させて撮影薬に反応していたため、侵襲的なドレナージは本症する。この際、瘻孔部に造影剤が流入するように、例では必要ないと考えた。下咽頭梨状窩瘻の根治にかつ描出されやすいように頸部を動かして撮影するは外切開もしくは経口的切除にて外科的に瘻孔部を必要があるため、患児の協力が不可欠である。瘻孔

摘出することが必要である。症例によっては瘻孔部部にわずかでも造影剤が流入すれば造影されるための炎症によって甲状腺が瘢痕化しており手術の際に診断に至りやすく、最も有用な検査とされる 3）。一

瘻孔の摘出に加えて甲状腺半切が必要になったとの方で、炎症の急性期では瘻孔や周辺組織の浮腫によ報告もある 8）。その他、全身麻酔下で内視鏡的に開り瘻孔部に造影剤が流入しづらいため、炎症が落ち口部や導管を化学的に焼灼する入口部焼灼法や導管

8）9）10）。小國ら

焼灼法も考案されている 13）が、瘻孔部が完全に塞によれば、造影剤については瘻孔部への残存を考慮がらない可能性も指摘されている 11）。以上を総合してバリウムではなく血管造影剤を用いたとの報告的に判断し本症例では根治を目指して瘻孔部摘出術着いてからの検査が好ましいとされる

3）5）

107

左下咽頭梨状窩瘻の 7 歳男児例

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6 ） 小國裕和、植松賢司、鈴木秀一、他：頸部リンを行う予定とした。

パ節炎に急性化膿性甲状腺炎を続発した梨状窩
瘻の 1 例．小児科臨床 2017;70（3）:309-314【結語】
発熱と頸部痛・腫脹を繰り返し左下咽頭梨状窩瘻7 ） Chen T, Ge G, Chen J, et. al. Pyriform Sinusの診断に至った 7 歳男児例を経験した。下咽頭梨Fistula in Children: Preferred Imaging状窩瘻の診断が遅れると急性化膿性甲状腺炎へと進Modality and Risk Factors for Diagnostic

展することがあるため、繰り返す発熱と前頸部腫脹

Delay. Front Pediatr. 2020;8:575812

を主訴に来院する小児では下咽頭梨状窩瘻を鑑別に8 ） 鎌田慎、奥瀬諒、小石山隼、他：上部消化管内加え、適切な時期に咽頭造影などの検査を実施し早視鏡により下咽頭梨状窩瘻を同定した急性化膿期診断につなげる必要がある。

性甲状腺炎の 1 例．八戸市立市民病院医誌；
2021:39:1-5
9 ） 星野陽子、白石真大、土山厚志、他：甲状腺腫

本論文の発表に関して開示すべき COI はありま

瘍との鑑別に苦慮した非定型的な化膿性甲状腺せん。

炎の 1 例．臨牀小児医学 2012;60（1-6）:31-3410）Wang W, Shen H. Thyroid Abscess Associated【参考文献】

With Pyriform Sinus Fistula. Mayo Clinic1 ） S Takai, F Matsuzuka, G Kosaki, et. al.

Proc. 2021;96（11）:2854-2855

Internal fistula as a route of infection in11）Kim KH, Sung MW, Koh TY, et. al. Pyriform

acute suppurative thyroiditis. Lancet 1.

sinus fistula: management with1979;313:751-752
2 ） 靏久士保利、橋詰直樹、八木実：先天性頸部瘻

chemocauterization of the internal opening.

孔・嚢胞性疾患．小児内科 2018;50: 217-220

Ann Otol Rhinol Laryngol. 2000;109（5）:452456

3 ） 日 本 小 児 外 科 学 会． 梨 状 窩 瘻．http://www.

12）Ahn D, Sohn JH, Kim H, et. al. Clinical andjsps.or.jp/archives/sick_type/rijou-karou : 20

microbiological differences between pyriform

Apr 20224 ） 佐藤里奈、光澤博昭、黒瀬誠、他：呼吸困難を

sinus ﬁstulae in pediatric and non-pediatric

生じた新生児下咽頭梨状窩瘻の 1 例．小児耳patients. Auris Nasus Larynx. 2015;42

鼻咽喉科；2019;40（3）:283-286（1）:34-85 ） 浅野健、内木場庸子、蔡霊芝、他：左下咽頭梨13）大塩猛人：新生児期下咽頭梨状窩瘻・甲状腺左状窩瘻からの感染による急性化膿性甲状腺炎の葉合併摘出術後の再発症例に対して行った化学1 女 児 例．Journal of Nippon Medical School

的焼灼術．日小外会誌 2022;58（1）:73-78

2002;69（6）:593-596108