外傷性の揺さぶり
外傷性の揺さぶりが疑われる事案の医学的調査における三徴候の役割
系統的調査の報告書
医療技術評価および医療福祉評価局報告書 255E（2016 年）
翻訳：笹倉⾹奈（甲南⼤学）

SBU (Swedish Agency for Health Technology Assessment and Assessment of Social Services)
Assessment/ Report 255 E (2016), Traumatic Shaking: The role of the triad in medical
investigations of suspected traumatic shaking̶A systematic review

検証結果の要旨
系統的調査により、以下の評価結果が明らかにされた。
・ 三徴候1とそれを構成する三つの徴候が外傷性の揺さぶりと関連するということを⽰す
科学的なエビデンスは限定的なものにとどまる（質の低いエビデンス）
・ 外傷性の揺さぶりを判別する際の三徴候の診断の正確性を評価するための科学的エビ
デンスは不⼗分である（きわめて質の低いエビデンス）
限定的な科学的エビデンス（質の低いエビデンス）とは、良質なあるいは中程度の質の研究の総合的評価によって、エビデンスが著しく弾劾される要因が明らかにされたことを意味する。ただし、ある⼿法や効果の信頼性に関する科学的エビデンスが限定されているからといって、科学的な裏付けが全くないということにはならない。
不⼗分な科学的エビデンス（きわめて質の低いエビデンス）とは、研究が全く存在しないこと、あるいは存在する研究の質が低いこと⼜は⽭盾した結果を⽰すことを意味する。
エビデンスの評価は GRADE による正式なエビデンスの評価に基づいて⾏われたのではなく、総合的な科学的根拠の評価に基づいて⾏われた。

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全体を構成する三つの要素。⼀般的に、SBS に関連するとされる三徴候は、硬膜下⾎腫、網膜出⾎と脳障害である。
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1． ⽬的
外傷性の揺さぶりが疑われる事案における診断は、従来、3 つの所⾒に基づいて⾏われてきた。この 3 つの所⾒を併せて「三徴候」という。硬膜下⾎腫（硬膜と脳との間の出⾎）、
網膜出⾎、そして様々な脳の症状（脳障害）である。既往歴としては、昏睡や無呼吸などがみられる。本評価の⽬的は、1 歳以下の⼦どもにおける三徴候およびその三つの症状が、外傷性揺さぶりによるものであるとの説明に、どの程度信頼性があるのかを判断することである。

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2． 背景事情
医学⽂献における児童虐待への⾔及は、すでに 1800 年代にみられる〈1〉。しかし、児童虐待に対する意識の⾼まりがみられるようになったのは、ずっと後のことである〈2, 3〉。児童虐待は、しばしば家族内で隠ぺいされる。そして、⼦どもが⾔い分を⾔うことができないということもあり、過⼩な診断が⾏われるリスクがある。しかし同時に、過⼤な診断は重⼤な結果をもたらす。なぜならば、誤った理由により、家族が引き裂かれることもあるからである。⼦どもの症状について、他の原因を考慮に⼊れずに、三徴候が外傷性の揺さぶりによってしか⽣じないという医療原則に従ってしまうことは、過⼤な診断につながることがある。

外傷性の揺さぶりとは？
外傷性の揺さぶりとは、⼦どもの頭が前後に動くように揺さぶられることを指す。1971
年に神経外科医の Guthkelch は、頭蓋⾻に外的な受傷の痕跡が発⾒できないときには、このような揺さぶりによって硬膜下⾎腫が⽣じたと考えられるという仮説を提唱した〈4〉。
Guthkelch 論⽂には、⼦どもが発病する前に何らかの理由で⼦どもを揺さぶったという保護者が供述した、2 つの事例が記載されている。乳児の⼀⼈には網膜出⾎もみられた。外傷性の揺さぶりと、硬膜下⾎腫および網膜出⾎との関連性は、1972 年に Caffey によって説明づ
けられ、むち打ち揺さぶり乳児症候群と名付けられた〈2〉。⼦どもを揺さぶることによって、頭が加速・減速し、回転加速度がかかる。このことによって損傷が⽣じるとされた。しかし、1987 年に Duhaime らの研究〈5〉はこの説に疑問符を付した。Duhaime らの⽣体⼒学的研
究は、直接的な暴⼒が加えられない場合、上記で説明したような傷害を⽣じさせるだけの⼗分な⼒は揺さぶりのみによって⽣じえないと結論付けた。
この症状は、その後、乳幼児揺さぶられ症候群（SBS）と呼ばれるようになった。臨床的
知⾒やエックス線による所⾒と、⼦どもの暴⼒的揺さぶりによる傷害との関連についてはいくつかの研究が存在する〈6−13〉。
近年、虐待による頭部外傷（AHT）ということばが使われている（⽤語の定義の項を参照）。本プロジェクトは外傷のメカニズムについて説明する場合には「外傷性の揺さぶり」ということばを、実際の徴候や症状について説明するときには「三徴候」ということばを⽤いることにした〈13〉。

徴候と症状
科学的⽂献においては、様々な徴候と症状が外傷性の揺さぶりと関連付けて説明されている。「三徴候」という⼀般的名称は、最もよくみられる損傷（硬膜下⾎腫、網膜出⾎と脳3障害）を⽰すものである。本報告書の主要な対象は、この三徴候にある（⽤語の定義の項を参照）。外傷性の揺さぶりに関連して報告される他の徴候には、胸部打撲、肋⾻と脛⾻の⾻折（⾻幹端⾻折）などがあるが、これらの損傷については、本報告の対象にはしていない。

既往歴
発症した⼦どもに対する治療が⾏われる場合に、発作、昏睡その他脳障害の様々な症状が既往歴に含まれる。当初の診察や放射線検査によって、硬膜下⾎腫やその他の脳の機能不全を⽰す症状の存在が明らかにされる。硬膜下⾎腫、網膜出⾎とその他さまざまな脳障害は、重⼤な後遺症をもたらすことがあり、それによって脳や⽬の永久的な損傷が起こることもある。永久的な損傷は、認知機能や運動機能に重⼤な機能障害をあたえることがあり、⼦どもの健康、発達、そして将来的な⽣活の質に広範な悪影響を及ぼし得る。究極的には致死的なものになりうる可能性もある。
医療関係者は、三徴候を構成する結果に対して警戒する必要がある。法（社会福祉法第 14章第 1 項）も、医療関係者が⼦どもの虐待を知った時や疑うにいたった時、あるいは⼦どもが保護を要することを知った時や疑うにいたった時には、社会福祉委員会に通知をすることを義務付けている。しばしば引⽤される⽶国⼩児科学会の 1993 年の論⽂〈14〉は、新⽣
児の脳に影響する外傷に気づいた医師は、詳細な検査を⾏うとともに、外傷性の揺さぶりがあったことを確認できる診断や X 線写真の所⾒についてよく理解しておく必要があるという。ストックホルム郡議会の 2011 年の地域医療計画は、次のようにいう。
「交通事故やある程度の⾼さからの落下などを経験したことがない場合、硬膜下⾎腫
および浮腫⼜は出⾎を伴う脳障害が存在することは、⼦どもが虐待されたことを強く⽰唆する。さらに網膜出⾎がみられる場合には、医学的観点からして、虐待があったという診断は明らかである。」〈15〉
虐待を受けているあるいは虐待を受ける危険性のある⼦どもに関する、他の地域のケアプログラムやスウェーデン全国健康福祉委員会も、虐待の疑いがあるときの乳児のケアについてのガイドラインを発⾏している。〈16、17〉
しかし近年、三徴候が外傷性の揺さぶりによるものであると確実に診断できるのかという点については、疑念が呈されている〈18 から 26〉。外傷性の揺さぶりと、三徴候の症状と徴候の問題について議論を⾏う多くの論⽂と記事が、国内外のジャーナルやメディアに出された。このような流れの中では、以上のような徴候や症状の原因が外傷性の揺さぶりであるという結論が、最上級の科学的エビデンスに基づいているのか否かという点を確認する必要がある。しかし、科学性を⽀えるエビデンスの等級付けは、これまで、当該個⼈ではな
く、集団の評価に基づいて⾏われてきた。疾病や損傷と体調悪化との関連について、司法や
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社会福祉が何らかの⾔及をする場合には、個々のケースの評価が必要であると同時に、その際には、他の観察や症状を考慮に⼊れる必要がある。

⽤語の定義
三徴候を⽰す英語の⾔葉は、”Shaken Baby Syndrome”乳幼児揺さぶられ症候群（SBS）である。SBS は、頭部が物体にぶつからないような形で揺さぶられた場合などのような、外傷
性の揺さぶりの後に⽣じたとされる徴候や症状のことを意味する。
⽶国⼩児科学会は、2009 年に、「虐待による頭部損傷（AHT）」というより広い⽤語を⽤いることを推奨した。これは、頭部への直接的な衝撃を含む〈27〉。⽂献にはその他、いくつかの⽤語が現れる。それは、⼀部的に⼜は完全に、乳幼児揺さぶられ症候群⼜は虐待による頭部損傷ということばと重なるものである（第 9 章参照）。これらの⾔葉は科学論⽂において様々な⽅法で使⽤されており、このことは外傷性の揺さぶりの影響に関する研究の⽅
法論的明確性が⽋けていることの⼀因になっている。本研究グループはしたがって、対象を外傷性の揺さぶりだけが存在する場合に限定した。つまり、頭部への直接的な衝撃（外的な損傷）があったという証拠がないケースに関する研究に限定した。さらに、筆者は SBS と
AHT ということばを⽤いることを避けた。なぜならば SBS や AHT ということばは、研究結果の背景にある徴候や症状、そしてメカニズム、主観的意図さえも含むことばだからである。その代わりに、筆者は損傷を与えるメカニズム（「外傷性の揺さぶり」）と診断結果（「三徴候」）とを明確に区別することとした。

外傷性の揺さぶりに基づく可能性のある損傷の調査
脳損傷が疑われる場合の診断は、コンピューター断層撮影（CT）や磁気共鳴映像法（MRI）に基づいて⾏われる。網膜出⾎の存在は、検眼鏡検査⼜は眼底検査による眼底部の検査によって判断される。

三徴候とその要素との他の原因になりうるもの（鑑別診断）
三徴候が存在するケースでは、これらが外傷性の揺さぶりによるものなのか否かを判断する必要がある。硬膜下血腫、網膜出血と脳障害は、分娩の後にも生じる。けいれん、一部の出血性疾患、感染症、代謝性疾患、免疫疾患、骨疾患や血管奇形（詳細については補遺 1 を参照）などとも関連があるとされてきた。
三徴候：徴候と症状

5硬膜下⾎腫頭部への衝撃によって硬膜下⾎腫が起こることはよく知られている。成⼈においては、架橋静脈が⼀つあるいは複数破断し、硬膜下腔に出⾎が起こるというメカニズムで発⽣する。
このような場合の多くでは、軟部組織の出⾎という形で、外部的な衝撃の兆候が⾒られる。
その他、外部には衝撃の証拠がない場合にも、CT スキャンによって内部的な損傷が明らかになることもある。
乳児を揺さぶると、頭蓋⾻の動きと同調しない脳の動きが⽣じる。しかし、出⾎のメカニ
ズムについてはコンセンサスが得られていない。出⾎が⽑細⾎管の損傷によって⽣じると提唱されたことがある〈28、29〉。外傷性の揺さぶりによって、頭部に直接的な衝撃は加わらない。したがって、軟部組織の腫脹、挫傷、裂創、頭蓋⾻の⾻折などの衝撃の外的徴候は⾒られない。したがって、軟部組織の損傷や頭がい⾻⾻折が存在する場合には、その出来事は外傷性の揺さぶり単独のものとは分類されない。軟部組織の損傷と頭蓋⾻の⾻折がある
場合には、単独での外傷性揺さぶりが除外される。
画像技術によって経膣分娩と関連して硬膜下⾎腫が起こりうること、通常は数週間で吸収されることが明らかになっている〈22〉。⾎腫によって⽣じた腔への浸出（体液の漏れ）は、脳脊髄液などを含む硬膜下⽔腫に発展することがある。この腔内へのさらなる出⾎が⾃然発⽣的に、あるいは⼩さい衝撃によって起こりうることが提唱されている〈30 から 33〉。
また、くも膜下腔が拡⼤することで、硬膜下出⾎のリスクが⾼まるとの主張もある〈19、34から 36〉。

網膜出⾎
外傷性の揺さぶりによる網膜出⾎は、眼の硝⼦体のせんだん⼒が網膜の⽑細⾎管の圧⼒
亢進によって網膜に伝わり、⾎管が断裂することによって⽣じるとされてきた〈37 から 39〉。
また、揺さぶりの間に加速と減速とが反復することによって、硝⼦体と網膜との間にせんだん⼒が⽣じ、また眼球そのものに損傷が⽣じるともされてきた。しかし、疾患によって硬膜下⾎腫に伴って眼底部の出⾎が⽣じることもあり、硬膜下⾎腫の結果として網膜下⾎腫が⽣じることもあるとも⽰されてきた。⼀つの説明は、脳浮腫による頭蓋内圧の亢進が網膜中
⼼静脈内圧の亢進を引き起こし、網膜の鬱⾎をもたらすというものである〈40、41〉。硬膜下⾎腫と網膜出⾎との間に関連性があるという知⾒は、網膜出⾎のみが起こるという事例はほとんど存在しないという研究からも⽀持される〈38、41〉。網膜出⾎も、通常の経膣分娩の後にみられる〈42〉。

脳障害
脳障害は昏睡、発作、呼吸困難などの徴候を伴う。これらの徴候は脳や頚部髄質の摩擦損
6傷や脳浮腫によるものである可能性がある。脳浮腫と脳低酸素症は、不可逆的な脳損傷を引き起こし得る。脳浮腫や硬膜下⾎腫によって頭蓋内圧が亢進した場合には、発作、無呼吸や昏睡などが起こることもある〈43、44〉。脳浮腫はコンピューター断層撮影（CT）と磁気共鳴映像法（MRI）とを⽤いて、脳溝の消失や脳室の圧縮などがみられることで判明する。CTや MRI による所⾒で最も重篤なのは、脳⽩質と灰⽩質との区別があいまい化しており、脳全体が不可逆的に虚⾎性損傷に陥っている場合である。
診断の⽅法
頭蓋内検査
CT 検査は、異なる密度の物質や組織による X 線の吸収差に基づくものであるが、MRI は物質や組織の様々な性質を⽣かして⾏う検査である。したがって MRI は CT に⽐べて検査対象となる組織の特性に関する情報をより詳細に呈⽰する。
いずれの技術も脳全体について、その薄く切った「部分」の観察を可能にするものである。
いくつもの断⾯で脳を復元することもできるし、（⾎管造影剤を使うことで）頭蓋内の⾎管の評価をすることもできる。またいずれの⽅法も、脳浮腫の際の脳室の圧迫や脳⽔腫における拡張、⾎種による転移や脳ヘルニアのリスクなど、脳室や基底槽の変化についての情報を明らかにしてくれる。
しかし、MRI 検査は CT 検査では得られない情報を提供してくれる。例えば、新鮮な⾎液の存在、⾎鉄素（ヘモグロビンの分解⽣成物）の凝結、早期の虚⾎性損傷や軸索損傷などである〈45、46〉。
幼い⼦どもの急性硬膜下⾎腫は新鮮な⾎液から成るが、亜急性硬膜下⾎腫は、通常、体液が上層に、凝固した⾎液が下層にある混合物から成る〈47〉。出⾎が徐々に進⾏すると、CTと MRI 上で、異なるパターンがみられる。このパターンが進⾏し、持続している期間は重なりあうこともある。したがって、損傷が何歳の時のものであるかという判断は、不確定である〈48〉。脳組織においては、稀に⽯灰化が新鮮な⾎液だと誤って判断されることもある。
MRI の画像に⽐べて、CT スキャン上では出⾎はよりはっきりしたパターンを⽰すことがある。そして、出⾎の蘇⽣や損傷から経過した時間の⻑さによって、様々な外観や類似する外観を呈することもある。したがって、CT によって硬膜下出⾎の年齢を判断する⽅が MRIによって判断するよりも、より信頼性が⾼いとされている〈49、50〉。硬膜下⾎腫が発⽣した年齢を⾒極めることのできる能⼒は、損傷の時期との関連で重要になる。
CT も MRI も、脳浮腫を判断するために⽤いられる。脳浮腫は、脳の表⾯の溝の消失や脳室と基底槽の圧搾によって認められる。⾻折を判断する際には、MRI に⽐べて CT の信頼性は⾼い。

網膜の検査
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眼底の検査には 2 種類の⽅法が⽤いられる。最もよく⾏われるのは眼底検査で、散瞳する場合としない場合とがある。最近では、RetCam というデジタルカメラ撮影を⽤いた⽅法が開発された。この⽅法においては、検査後に病歴や検査の⽬的を知らない他の観察者により、結果の評価を⾏うことができる。
解剖が⾏われる場合には、眼球全体を検査することができ、他の所⾒を得ることもできる〈53、54〉。
眼底出⾎は CT や MRI により通常は判断できない。しかし、最近公表された MRI に関する研究では、検眼鏡検査と MRI の画像とが⽐較され、83％において MRI により網膜出⾎が検出できたことが明らかになった〈55、56〉。
この⽂脈では、CT、MRI、そして眼底検査の解釈は主観的なものであり、個々の観察者の経験が最終的な評価に影響を与えうるということを認識しておく必要がある。

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3. 系統的評価：⽅法
明らかにされるべき問い
本調査の⽬的は、次の問いに答えることであった。三徴候（硬膜下⾎腫、網膜出⾎、脳障
害）が外傷性の揺さぶりのみによって⽣じたということは、（外的に衝撃の徴候がない場合に）どの程度確実に⾔えるのであろうか、という問いである。

PIRO
P（⺟集団）：12 か⽉以下の⼦どもI（指数試験）：外傷性の揺さぶりが疑われる事件における三徴候
R（基準準拠テスト、⻩⾦の基準）：外傷性の揺さぶりその他の衝撃が⾃⽩・⽬撃されていることO（結果判定法）：診断上の正確性
本プロジェクトは、SBU のマニュアルで説明された⽅法に基づいて⾏われた〈57〉。

包摂と除外の基準
包摂の基準
研究デザイン
症例管理、コホート研究、登録された研究と分析において質的⽅法を適⽤した研究。

観察
選別の際の確率的誤差を減少させるために、10 件以上のケースを含む研究のみを包摂した。他に説明可能性がある場合（鑑別診断）については、本プロジェクトグループは、三徴候の原因が常に外傷性の揺さぶりであるという仮説に疑問を抱くためには、⼀件でも公表された例があればよいと考えている。鑑別診断に関する論⽂は質的には評価されておらず、したがって結論を導くためには使われていない。AHT 研究において外傷性の揺さぶりの対象となった下位集団が存在する場合、あるいは 12 か⽉（中央値・平均年齢）の下位集団が存在する場合は、本プロジェクトグループの研究対象とした。外傷性の揺さぶりの対象となる⼦どもの年齢の中央値は、２か⽉から３か⽉であるといわれており〈58〉、本プロジェク
トグループはしたがって中央値あるいは平均年齢が 12 か⽉以下の⼦どもに関する研究のみを対象とすることにした。

9⾔語
英語、ドイツ語、フランス語、スウェーデン語、デンマーク語、ノルウェー語で書かれた研究を対象とした。

その他の基準本プロジェクトグループは、目撃者がいる場合（例えばビデオ録画されているとき）、あるいは子どもを揺さぶったことを自白している人がいる場合の症例のみを包摂した。
排除の基準
本プロジェクトグループは、10 件以下しか扱っていない研究を除外した。また、頭部への外的な損傷や⾻折等の損傷があるケースを含む AHT 研究は除外した。
⽣体⼒学的研究や、三徴候のその他の原因について分析する研究については別途検討し、補遺１と２でその結果を⽰した。

研究の選別⽅法
本プロジェクトが答えるべき問題を解決するために、⽂献データベースの系統的な探索が⾏われた。情報の専⾨家と本プロジェクトグループの専⾨家は、緊密に連携をとりつつ探索を⾏った。⽂献探索は、2015 年 10 ⽉ 15 ⽇までの PubMed、Embase とコクラン図書館のデータベース上で⾏われた。さらに、個別研究や系統的研究の参照⽂献リストに基づいて、さらにマニュアルで探索が⾏われた。探索をした⽤語や限界の詳細については、補遺４を参照されたい。

関連性の評価⽂献探索によって得られた要旨のリストが、独⽴した 2 ⼈の専⾨家によって検討された。
本プロジェクトの課題と関連すると、少なくとも 1 ⼈の専⾨家が判断した場合には、論⽂全⽂が⼊⼿され、本プロジェクトの包摂基準に合致するかをさらに２⼈の専⾨家が独⾃に検討した。論⽂全⽂が検討され、包摂基準に合致しなかった研究は除外された。そして除外の理由が記録された（補遺５を参照）。論⽂を読んだ 2 ⼈の専⾨家の意⾒が⼀致しない場合には、その専⾨家同⼠の議論が⾏われた。⼀部のケースでは、この議論にプロジェクトグル
ープ全員が加わり、同意に基づいて包摂・除外が決定された。

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個別の研究の質評価
本研究分野の特殊性にかんがみ、本プロジェクトグループは包摂された研究の質とバイアスの危険性（循環論法。第 5 章の「臨床と研究における循環論法」の項を参照）を判断するための SBU のテンプレートを⼀部変更した。テンプレートには、研究の種類（前向き研
究、診断研究、⽣体⼒学研究など）、研究の主な⽬的、研究が硬膜下⾎腫、網膜出⾎と脳障
害について⾔及しているかなどが含まれた。SBU のガイドラインに基づいて、中程度ある
いは⾼度の質のある研究のみが結果・考察で取り上げられている〈11〉。
この領域の系統的研究の質は、AMSTAR を⽤いて判断された〈57〉。本報告書の結果は、元となる研究にもとづいており、他の系統的研究にもとづくものではない（第 5 章を参照）。

結果の統合⽅法
複数の研究の結果を質的に評価し、より⼤きなサンプルからデータを得て統計的不確実性について信頼できる査定をするために⾏われる統計的⽅法がメタ分析である。結果をプールするためには、複数の研究が同様の⽅法で⾏われており、類似した背景要因の分析をするための調整が可能であることが必要である。包摂された研究のうち 1 件のみが準拠集団を⽤いていたため、メタ分析をすることができなかった。

エビデンスの質評価
エビデンスの質は結果の信頼性の程度を⽰す。研究の質（バイアスの危険性）、⽭盾、不正確性、公表バイアスと間接性の評価に基づく。
メタ分析をすることができなかったため、包摂された研究のナラティブ統合によって結論を導いた。エビデンスの評価は、GRADE に基づく正式なエビデンス評価ではなく、全体的な科学的根拠の評価に基づいて⾏われた。⾼い、あるいは中程度の質の研究の統合的な評価によってエビデンスが弾劾される要因が発⾒される時には、エビデンスの質は限定的（低い）ものであるとされる。研究が存在しないとき、存在する研究の質が低い時や同様の質の研究が⽭盾する結果を⽰す場合には、エビデンスの質は不⼗分（とても低い）とされる。ある⽅法や効果の信頼性に関する限定的なエビデンスは、科学的⽀持が全くないということを意味するのではないことには気を付ける必要がある。

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4. 結果
⽂献調査により、3773 件の論⽂要約が得られた。うち、1065 件について、全⽂を⼊⼿した。このうち 1035 件は、包摂の基準に合致しなかったため除外された。残りの 30 件のうち、2 件については中程度の質のものであると判断され、質が⾼いとされたものはなかった。
質的要求を満たす研究の数が少なかったのは、これらの研究には外傷性の揺さぶりが⾏為者によって⾃⽩されたか、あるいは⽬撃者によって⽬撃されたかについての情報が記載されていなかったからである。したがって、結果は⾃⽩のある外傷性揺さぶりに関する 2 つの研究に基づくものであり、メタ分析もすることができなかった。検討された研究の結果について、本プロジェクトグループにおいては議論が⾏われた。

論⽂探索のフローチャート図〈略〉
エビデンスの質
系統的調査により、以下の評価結果が明らかにされた。
・ 三徴候とそれを構成する三つの徴候が外傷性の揺さぶりと関連するということを⽰す
科学的なエビデンスは限定的なものにとどまる（質の低いエビデンス）
・ 外傷性の揺さぶりを判別する際の三徴候の診断の正確性を評価するための科学的エビ
デンスは不⼗分である（きわめて質の低いエビデンス）
中程度の質の 2 研究は、いずれもフランスで実施された。依拠した事案は、⾏為者が⼦どもを揺さぶったと⾃⽩したものであった。Vichon らによる研究は、前向き研究であった。
2001 年 5 ⽉から 2009 年 2 ⽉までの間に病院に搬送された 2 歳以下の⼦どもの外傷性頭部損傷の記録に基づいて⾏われた。この病院の管轄は、⼈⼝およそ 400 万⼈であった〈59〉。
研究の対象は 412 件であり、うち 124 件が故意による頭部損傷（IHI）、288 件が事故による衝撃（AT）に分類された。故意による頭部損傷グループ（IHI グループ）のうち、⾃⽩があったのは 45 件であった。30 件には外傷性の揺さぶりに関する⾃⽩があり、15 件では他の外的衝撃についても⾃⽩があった。しかし、⾏為者がどのように損傷⾏為を⾏ったか、あ
るいはどのような状況で⾃⽩が得られたかについての詳細な説明はなかった。このグルー
プの⼦どもたちは、公の場所で事故による衝撃が⽬撃された 39 事件（AT グループ）の⼦
どもたちと⽐較された。
故意による衝撃グループにおいては、45 件中 37 件（82％）で硬膜下⾎腫がみられた。事故による衝撃グループでは、39 件中 17 件（44％）であった。44 件中 37 件（84%)には網12

膜出⾎がみられた。事故による衝撃グループでは 35 件中 6 件（17%）であった。45 件中 12件（27％）には脳虚⾎がみられたが、事故による衝撃グループでは 39 件中 1 件（３％）であった。
Adamsbaum らによる研究は、後ろ向きの観察研究であり、29 の⾃⽩のある外傷性の揺さぶり事案（うち 5 件では、頭部への直接的な衝撃が存在した）と、対照として 83 の⾃⽩のない事案が扱われた〈60〉。研究に包摂されるための基準は、CT スキャンによって明らかにされた硬膜下⾎腫と、被疑者の⾃⽩の存在であった。硬膜下⾎腫が外傷性揺さぶりグルー
プに包摂されるための基準の 1 つであったため、この調査にあたっては網膜出⾎の結果のみを⾒ることができた。
外傷性の揺さぶりに関する⾃⽩が存在したグループ（グループ A）においては、24 ⼈の⼦ども（83％）に網膜出⾎がみられた。⾃⽩のある事件すべてにおいて、揺さぶりは暴⼒的なものであると説明され（100％）、⼀部の事件（55％）では、何度も揺さぶりを⾏ったとの⾃⽩があった。硬膜下⾎腫の濃度と、揺さぶりの回数との間に有意な関連はなかった。グル
ープ A の 29 件中 14 件では、被疑者がどのように⾏為を⾏ったかの詳細な説明が存在した。
別のグループ（グループ B）の中には、蘇⽣のために揺さぶられた⼦どもや、事故による損傷を受けた⼦ども、そして症状が⽣じた原因についての説明がなされていない⼦どもが含まれていた。したがってこのグループは適切な準拠集団とはいえない。
Vinchon らと Adamsbaum らの研究はいずれも外傷性の揺さぶりが硬膜下⾎腫と網膜出⾎の原因となると結論付けている。Vinchon らの研究では、外傷性の揺さぶりについての⾃⽩があるグループにおいては、⽬撃された事故による損傷グループの⼦どもに⽐べ、硬膜下
⾎腫と網膜出⾎、脳虚⾎のある⼦どもが多くみられた。Adamsbaum らは⾏為者が外傷性の揺さぶりについて⾃⽩をした⼦どものグループを、⾃⽩のない⼦どものグループと⽐べた。
しかし、このいずれのグループへの包摂についても、バイアスが⽣じうる。この 2 つの研究のうち、関連性のある準拠集団があった研究は 1 つのみであったため、メタ分析をすることはできなかった。
2 つの中程度の質の研究と同様、⾃⽩についての詳細な説明が存在するような、公表された研究は存在するものの、これらは除外された（不適切な⺟集団、不適切な研究デザイン）〈61、62〉。中程度あるいは⾼度の質の研究が少なかったため、三徴候によって外傷性の揺さぶりを正確に診断できるのか否かについては、判断することができなかった。

〈表 4.1〉省略

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5. 考察検討に⼊れるための基準を満たす研究は⽐較的多数あったものの、中程度の質が認められる研究は、⽂献探索によれば 2 研究のみであった。この事実には当惑した。なぜなら、外傷性の揺さぶりは⾮常に重⼤なものであり、⼦どもにとっても、その家族にとっても重⼤な帰結をもたらす出来事だからである。この研究領域は複雑である。しかしながら、だからといって循環論法や、収集したデータの不適切な提⽰が許されるわけではない。この領域に関する検証においては、この領域の研究が有する⽅法論的⽋陥の特性を検討する必要がある。
Adamsbaum らによる研究と Vinchon らによる研究には、中程度の質が認められた。両研
究とも⽅法論的限界は存在するものの、外傷性の揺さぶりのみによって三徴候が⽣じるという仮説を⽀持する。
Vinchon らの研究の前向き研究は、400 件以上の事例に基づくものであった。124 件では、頭部への故意による損傷が、288 件では事故による損傷が存在した。45 件は故意による頭部損傷についての⾃⽩があり、うち 30 件では⾃⽩により外傷性の揺さぶりのみを⾏ったとされる事件であった（IHI 群）。
39 件は⽬撃者のいる事故であった（AT 群）。この研究の特⻑は、⻑年にわたって、病院におけるすべての外傷性の事件が登録されていたという点である。さらに、明確に定義づけられた準拠集団が存在することである（⽬撃証⼈の⾯前で⾃⼰性の損傷を受けた⼦ども）。
しかしながら、上記の準拠集団の⼦どもは、やや年齢が上である。本研究の限界の 1 つは、
揺さぶりの出来事がいつ、どのようにして起こったのかに関する詳細な説明が⽋けている点である。Vinchon らは三徴候の構成要素を別々に分析した。しかし、Vinchon らは同時に、別の組み合わせから成る三徴候を作り出したのである。硬膜下⾎腫、網膜出⾎と、「頭⽪の腫脹の不存在」である。
脳への影響に関するデータは研究に登場する。発作、昏睡などである。定義上、外傷性の揺さぶりのみの⼦ども群には、外的な衝撃の徴候がない事例のみが含まれる。これに対して、事故による損傷群には、外的な衝撃の徴候がある事例のみが含まれる。本プロジェクトのグ
ループは、調査の早期に Vinchon 博⼠に連絡をとり、いくつかのあいまいな点について明らかにしようとしたが、すべての質問に対する回答が得られたわけではなかった。我々の質問には「網膜出⾎の定義」「三徴候についての感度、特異度、的中率の計測⽅法はどのようなものか」「なぜ三徴候について異なる構成要素を選択したのか（脳障害の代わりに「頭⽪の腫脹の不存在」を選択した理由）」「嫌疑をかけられた⾏為者がいかなる場合に⾃⽩し、⾃⽩の内容はどのようなものだったか」などが含まれていた。
Adamsbaum らの研究は、後ろ向き観察研究であり、外傷性の揺さぶりにつき被疑者が⾃⽩した 29 事件を対象とした。14 件については詳細な⾃⽩が存在したが、詳細な⾃⽩が得ら
14

れなかった事件の⼀部では、⼦どもが脳損傷の症状を⾒せた後に揺さぶり⾏為が存在した可能性があった。研究対象とされた事件群は、83 件の⾃⽩のない準拠集団と⽐較対照された。しかし、これは厳密な意味での準拠集団とはいえない。なぜなら⾃⽩のない 83 件のう
ちにも、外傷性の揺さぶりがあった事件が含まれている可能性があるからである。硬膜下⾎腫がある事件が研究対象とされたので、網膜出⾎の有無のみが考慮されることとなった。
⽂献の検証の中で、本プロジェクトグループは三徴候の三つの徴候をもたらしうる様々な症状や出来事を発⾒した。これらの症状や出来事の⼀部は、不可逆的な障害にいたることはない、あるいは滅多にないが、三徴候やその三つの徴候の原因が揺さぶり以外にもありうるということについては注意する必要があるだろう。したがって、外傷性の揺さぶりが疑われた事件の捜査においては、これらの他の鑑別診断を考慮する必要がある。社会福祉サービ
スや裁判システムによる判断は、医学的所⾒のみならず、他のエビデンスにも基づくものである。
⽣体⼒学的研究（補遺２）の分析からは、⽭盾した結果が明らかになった。⼦どもがこれらの損傷を受けるために必要な最⼩限の⼒がどれくらいのものなのかについては、結論を得ることができなかった。

⽅法論的問題
12 か⽉（平均あるいは中央値は 12 か⽉以下）の⼦どもにおける外傷性の揺さぶりの診断についての科学的エビデンスの検証によって、これまで公表されてきた研究の⽅法論的問
題点がいくつか浮かびあがってきた。

外傷性の揺さぶりの定義
本プロジェクトは、外傷性の揺さぶりが⼦どもの損傷の第⼀次的な原因である場合に関する研究を対象としたが、いくつかの研究においてはより広い定義、例えば故意による頭部損傷がある場合、というようなものを採⽤していた。したがって、外傷性の揺さぶりを原因とする損傷と、頭部に対する直接の衝撃を原因とする損傷とを区別することが常にできた
わけではない。

対象をグループ化する際の問題点
次の⽅法論的問題は、外傷性揺さぶりが常に⽬撃されていたり、被疑者が⾃⽩していたりするわけではなく、外傷性の揺さぶりがあるグループと準拠集団とに事件を適切に分類す
ることは困難であるという点である。つまり、三徴候と外傷性の揺さぶりとの間の関連性を不正確に評価してしまう危険性が存在する。虚偽⾃⽩の危険性はあるものの、映像によって15

録画されている場合を除き、⾃⽩は乳児に実際のところ何が起こったのかについての情報を得るための唯⼀の⼿段である。しかし、虚偽⾃⽩の危険性があるため、これらの研究における⾃⽩の扱いには注意が必要である。
したがって、⾃⽩があるという事件のみを選ぶプロジェクトグループの判断には、少なからぬリスクが存在する。司法取引の⼀環として⾏われた⾃⽩の場合もある。また、強要によって虚偽の⾃⽩が⾏われる場合もある〈63 から 65〉。

臨床と研究における循環論法
社会福祉法の下では、社会福祉委員会はすべての児童虐待（の疑いのある）事件について通知されなければならないのみならず、⼦どもが危害を受けやすく、保護を必要とするような場合についても通知されなければならない。保険サービスや医療サービスの従事者、⻭科
医、幼稚園、学校、社会サービスや刑事司法の従事者も、児童虐待の疑いがある場合には通知をしなければならない（社会福祉法 14 章第１節）。
多くのケースにおいて、外傷性の揺さぶりの疑いがある事件の捜査をするのは、児童保護チームである。⻑年かけて、これらのチームは⼀定の症状や徴候がある場合、⼦どもの症状にほかの原因がない場合には、外傷性の揺さぶりと関連付ける基準を作り上げてきた〈66、67〉。これらの基準の⼀部は、養育者の信頼性にかかわる。養育者は、⼦どもの症状について「受け⼊れられる」説明を与えることができなければ（例えば、⼦どもが低位から落下し、外的な損傷がないというような場合）、信⽤できないと判断される。供述の変遷（例えば、養育者が当初は揺さぶりを否認したが、その後揺さぶったことを⾃認した場合。しかし、その揺さぶりは⼦どもが息を⽌めたり意識を失ったりしたあとにしか⾏っていないと供述した場合）があるばあいには、養育者の信頼性は低下する。⼦どもが急変した（呼吸困難や無呼吸）ため揺さぶられたというときは、揺さぶりの前に⼦どもの状態に問題があり、揺さぶ
りによって症状が起きたわけではないと推測するのが合理的である。しかし、このような出来事の説明が「受け⼊れられる」ものであるととらえられなければ、その事件は外傷性の揺さぶりによるものであると結論付けられてしまうのである。
児童保護チームの基準は、基本的には臨床的アプローチに準拠している〈66、67〉。のちに三徴候と外傷性揺さぶりとの関連を系統的に研究する研究者たちによって、その基準が検証されない場合には問題が⽣じる。つまり、児童保護チームの解釈が科学的な調査と仮説の検証を規定することになってしまう。そして、このことは、慣習的なアプローチが検証されることなく、強化されてしまうことを意味する。さらに、研究が⾏われる前に、研究によって検証されるべき問題の答えが出されている場合（つまり、三徴候の症状と徴候と外傷性の揺さぶりとの間の関連性が児童保護チームの基準に基づいて説明されてしまっている場
合のように）、循環論法が⽣じる。この⽂脈で⽤いられるとき、この論法にはバイアスの⾼いリスクがある。そして、何が⽐較されようとしているのかが研究者にもわからないという16

状況が⽣じるのである（つまり、外傷性による揺さぶり群には、揺さぶられていない⼦どもが含まれている可能性があり、準拠集団には揺さぶられている⼦どもが含まれている可能性がある）。これらの集団を⽐較して得られる感度、特異度、的中率は、誤った結論につながる。誤った計測にもつながる。
このような循環論法を避けるためには、研究対象となるケースと統制集団のケースとが明確に区別されねばならない。本プロジェクトグループは揺さぶりの⽬撃（⼜はビデオ録画）があった場合、あるいは⼦どもを揺さぶったことについての詳細な⾃⽩がある場合のみが研究対象になりうると考えた。

診断⽅法
硬膜下出⾎がいつ⽣じたのかという判断は不確実である。さらに、12 か⽉以下の⼦どもの硬膜下出⾎の特徴は成⼈と異なるため、この判断は⼦どもの場合にはより不確実である。
⼦どもや乳児の硬膜下出⾎は、体液が上層に、凝固した⾎液が下層にある混合物から成る。
硬膜下出⾎が亜急性であるとき、この層は様々な希釈の度合いを⽰す〈47〉。CT や MRI ス
キャンを⽤いることによってより確実な診断が可能になっているものの〈46〉、やはり異なったパターンや、⼀部重なるパターンがみられる時には、出⾎の時期を判断する場合には注意が必要である。
コントロールされた実験研究や観察研究においても、系統的誤差が⽣じる。なぜなら、観察者が複数いれば、彼らは常に同じ観察をするとは限らないし、観察した内容の解釈も異なりうるからである。観察者がどれだけよくトレーニングを受けているのかによって、ある研究における調査者の観察や解釈に違いが⽣じうる。観察や評価⼀般のみならず、外傷性の揺さぶりが疑われる事案における症状や症候の検査や診断についてもこのことは当てはまる。
例えば、ある研究においては、網膜出⾎についての観察者の解釈には⼤きな幅がみられた（観察者間の⼀致度が低かった）〈51〉。
他の批評的研究の結果との⽐較
本プロジェクトグループは、本報告書と同様の問題について検討する系統的⽂献研究７つを発⾒した〈68 から 74〉。これらの⽂献は、本報告書の「結果」には含まれていない。しかしながら、これらは科学的研究にしばしば引⽤されている⽂献であることから、検討し評価した。すべての系統的研究は本研究グループによって、質が低い（⾼いバイアスの危険性がある）と判断された。⼤多数のものは、三徴候が存在した場合に⼦どもの揺さぶりがあったと判断する研究に依拠していた（循環論法である。「臨床と研究における循環論法」の項を参照）。さらに、外傷性の揺さぶりが特定されず、より⼀般的な AHT という⽤語が⽤いられており、この⽤語に何が含まれるのかについて詳細な説明が存在しないという⽋点も
⾒られた。
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6. 将来的な研究の課題

様々な年齢の⼦どもを様々なレベルで揺さぶるようなランダム化実験を⾏うことは不可能である。ダミー⼈形や、種々の内蔵式測定装置を装着したモデルを使った⽣体⼒学的研究
によって、⼦どもに対する機械⼒の影響を調査することが試みられてきたが、⽭盾した様々な結果が得られている。さらに、様々な理由から、動物実験の結果を乳児に当てはめることは難しい。
したがって、本プロジェクトグループにおいては、暴露（つまり揺さぶり）が起こったと推測されるケースについての観察研究のみを対象とせざるを得なかった。最も信頼性があるのは前向きのコホート研究である。そして外傷性の揺さぶり群にふくまれるべき対象は、理想的には、⾏為者が詳細な⾃⽩を⾏い、さらに⾃⽩が得られた状況についての記録が⾏われているというケースのみである。
検討した研究において、準拠集団に含まれた⼦どもは、外傷性の揺さぶり群の⼦どもに⽐べて、相当程度年齢が⾼かった。2 か⽉の乳児と 8 か⽉の⼦どもとを⽐べると、脳、頭蓋⾻、そして頚部の筋⾁の状態は異なる。0 か⽉から 2 か⽉の乳児は、より⼤きな乳児に⽐べて揺さぶりによる損傷への耐性はより低いと推定されている。2 つのグループ（外傷性の揺さぶりグループと事故による損傷グループ）の⽐較を⾏う場合、年齢が⼀致していなければ選択バイアスが⽣じ、不正確な結果が導かれることになる。⼀致した年齢のグループを⽐較する
研究は、感度、特異度、的中率の測定を可能にするだろう。そうすれば、三徴候が外傷性の揺さぶりと関連する可能性があるという意⾒は、より⾼い確実性をもって主張されうるだ
ろう。
経膣分娩による硬膜下出⾎と網膜出⾎の発⽣の病理⽣理学についての詳細な知⾒は存在しない。分娩に伴う出⾎の多くには症状がなく、数か⽉たつと消滅する（吸収される）が、出⾎が⽔腫に発展する場合も存在する〈19、30、36〉。分泌液の限局性集積が⽪膜組織に⽣じ、そこに⼩⾎管が形成され、その後新たな出⾎（再出⾎）が起こり、慢性的に硬膜下の液体蓄積が⽣じる。再出⾎によって症状が出るケースもあるという可能性は否定できない〈19、36〉。このことは⼦どもが急に脳障害の徴候（昏睡、呼吸困難、発作）を呈する理由の⼀つになりうるし、この時養育者は病院に駆け込むだろう。仮説的に⾔えば、このような再出⾎は⾃然発⽣的に起こることもあれば、ごく⼩さい衝撃によって⽣じることもあるだろう。したがって、硬膜下出⾎と網膜出⾎の病理⽣理学と、⾃然な発⽣要因について研究することは⽕急の課題である。さらに、よりよい⽣体⼒学モデルを開発することによって、外傷性の揺さぶりについての理解は深まるであろう。例えば、脳と頸椎に対する外傷性の揺さぶりの影響を考慮したモデルの開発などが考えられる。

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科学的不確実性を解決するためには、どうすればよいか？
この領域における科学的不確実性の理由は様々である。したがって、それに対応するためにも様々な⽅策が必要である。将来的な研究の⽅向性に関して領域全体が協⼒すること、正しい⽅法論に基づいて研究がおこなわれ、研究がどのように⾏われたのかを詳細に記載することなどが必要であろう。

国際的な調整領域において診断を改善するためには、国際的なレベルでの⼤規模な調整を⾏い、適切なサイズの研究対象の⺟集団を確保する必要がある。この領域の研究者はどの課題の検討がもっとも緊急を要するものであるか合意し、より⼤規模な研究を、類似した研究デザインを⽤いて⾏う必要がある。そうすることで研究結果を簡単に⽐較することができる。さらに、⾃⽩があり、⼗分に記録がなされているケースの国際的なデータベースが必要であろう。

優先されるべき研究課題
脳、頸椎、眼球の診断画像の診断的正確性を⾼めるための研究は特に必要であろう〈75〉。
観察された損傷の⾃然経過を研究するためのよりよい⽅法を開発する必要もある。分娩に伴う新⽣児の出⾎の鑑別診断についても研究がなされ、⾃然経過の判別が⾏われる必要がある〈22、36、76、77〉。三徴候の病理⽣理学の理解を増進するための研究も必要であろう。
精緻化された⽣体⼒学モデルは、外傷性の揺さぶりに関する理解を促進するだろう。
さらに、研究はあらかじめ定められた質保証の基準をクリアする必要がある。研究者が損傷の原因であると疑われているメカニズムについて知っていてはならないし、診断の正確性が判断できるような⽅法で結果が提⽰されなければならない。後者は、研究対象となっているグループと準拠グループとの双⽅において、個々の結果が評価できなければならないということを意味する。
この領域でエビデンスを発⾒することが難しかった理由のひとつは、多くの研究において⽅法と結果とが正確に記述されていなかったことにある。将来的に研究が⾏われる場合には、下記の勧告と要請とが満たされる必要がある。これらが満たされることによって、研究の質を評価することができるし、メタ分析を⾏うことも可能になるだろう。
今後の研究は、次のように⾏われる必要がある。
・ ⾃⽩があり、⼗分に記録が⾏われているケースについて、信頼できる⽅法論を⽤いた前
向きな観察研究が⾏われなければならない。虚偽⾃⽩のリスクは、最⼩限に抑えられなければならない。
・ 研究対象となるグループと、準拠グループとの年齢が⼀致している必要がある。
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・ 研究の素材がいかに収集されたかが詳細に記述される必要がある。検討のテクニックの記録や、鑑別診断を除外するために⾏われる補充的な調査がある場合には、その詳細も記録されねばならない。
・ 疑われている原因について、症状や徴候の観察者が知らなかった（気づいていなかった）ことが⽰されなければならない。そして盲検はどのように実現したのかが説明されねばならない。
・ ⽣データ、感度、特異度と信頼区間が⽰されねばならない
・ 適度な⼤きさの素材に基づいており、統⼀的な検査⽅法が通じて⽤いられていなければならない。
・ ⾃⽩の詳細を記述し、何が⾃⽩されたのか、どのような状況下で⾃⽩が⾏われたのかが⽰されなければならない。

＊訳注：本稿は、SBU (Swedish Agency for Health Technology Assessment and Assessment ofSocial Services) Assessment/ Report 255 E (2016), Traumatic Shaking: The role of the triad in
medical investigations of suspected traumatic shaking̶ A systematic review の英語版を翻訳者の責任において⽇本語に翻訳した私訳である。文献リストは省略したが、文中の文献番号は残した。
図表や補遺は省略した。元の報告書は、下記より⼊⼿可能である。
http://www.sbu.se/contentassets/09cc34e7666340a59137ba55d6c55bc9/traumatic_shaking_2016.pdf

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