精神医学講義
児童思春期その5

RAD & DSED

福田西病院
森 則夫

John Bowlby の Maternal deprivation hypothesis
 1951年、WHOが「Maternal Care and Mental Health」を発刊。
• 国連の提言を受けて、Bowlbyが中心となり、第二次世界大戦で孤児となった子どもの行動特性と対応をテーマにした文献をまとめた。
• 研究対象となった子どもは孤児院に入所、あるいは、里親に育てられていた。
• この中で、 Bowlbyは「Maternal deprivation hypothesis」に基づく理論を展開。子どもには母親(里母親や義母)との密接で温かい継続的な関係が必要で、そうでないと不可逆的な精神症状(精神障害)が現れる。具体的な例として、知的能力や身体機能の遅れ、知らない人に近づく、社会性の遅れ、不安、恐怖、etc。
• 主としてヨーロッパでの研究が対象となったが、アメリカのSpitz(1945)やGoldfarb(1945)の報告も重要な論文として引用されている。
• Spitzが記録した映像をユーチューブでみることができる(spitz
hospitalism と入力)。そこには、孤児院で養育されている生後6〜
1907〜1990
12か月の幼児が無関心、無反応、沈黙を示す様子が記録されている。Spitzは「anaclitic depression」(依存性うつ)と呼んだ。
 BowlbyのMaternal deprivation hypothesis
A state of affaires in which the child does not have this relation is termed ‘maternal
deprivation’ . This is a general term covering a number of different situations. Thus, a childeven though living at home if his mother (or permanent mother-substitute) is unable to give
him the loving care small children need.

Attachment theory の創出と発展 Bowlbyは「Maternal deprivation hypothesis」を基に「Attachment theory」を創出し、この仮説は共同研究者によって発展した。
• Bowlbyの学説によれば、attachmentとは乳幼児が母親に接近する本能的行動で、多くの生物がこの特性をもっている。
• Attachmentの邦訳「愛着」は情動や感情という概念を濃密に含むので適切とはいえない。誤訳といっていい。しかし、愛着という用語は心理学上の用語として定着している。そこで、精神医学上は、「アタッチメント」という用語をあてるか(DSM-5はそのようになっている)、「接近」や「接触」をあてるのがよいと思う。それだけで、わが国におけるAttachment Disorderに関する誤解と誤用は避けられると思う。
• Attachmentの障害は極度に不適切な養育環境(不適切な養育や孤児院での養育)によるもので永続的である。その後、この仮説は誤りであることが明らかにされた。
• Mary Ainsworth(1978)が開発した「Strange Situation Procedure」は精神医学に多くの示唆を与えた。これは、12-18か月の乳児を対象に行った実験で、知らない人に対する反応をみる方法(「Mary Ainsworth | Strange Situation | Simply Psychology」で実験の様子が具体的に理解できる)。① 子ども、母親、評価者が小さい部屋に入る、② 評価者がでていき、子どもと母親だけになる、③知らない人が入ってきて3人になる、④母親がでていき、子どもと知らない人だけになる、⑤母親が戻り、知らない人が出ていく、⑥母親もでていき、子どもだけになる、⑦知らない人が戻ってくる、⑧母親が戻り、知らない人がでていく。
• これらの実験を通して、Attachmentはsecure(type B、安心)、insecure-avoidant(type A、回避)、insecure-anxious/ambivalent(type C、不安/両価)、disorganized (type D、無秩序)に分類された。Type Dがattachment disorder と関係している(Boris et al、2005)。 「StrangeSituation Procedure」はAttachment Disorderの研究には不可欠の実験(検査)方法となっている。

参考：Barbara Tizard による Bowlby の学説への論評 Bowlbyの学説、特に、「Maternal deprivation hypothesis」
は世界中に大きなインパクトを与えた。その様子をBarbaraTizardは次のように論評している(The making andattachment theory、2009」。以下は要約。
Bowlbyは「Maternal Care and Mental Health」で一気に有名になった。彼は自分の学説はビタミンの発見に匹敵すると主張した(実際、多くの賞を受賞した)。・・・・・彼の父
親は外科医でナイトの称号を与えられた。彼の家庭は1926〜2015
upper middle-classであった。Bowlbyと同胞たちは(uppermiddle-classに属する家庭はどこもそうだったが)育児ススタッフによって育てられ、午後5時から6時までの間、母親が応接間に来て子どもたちに会った。Bowlbyは9歳の時に寄宿舎に入った。・・・・・この本が出版されたのは第二次世界大戦が終わってまだ間もないときで、社会は女性の働き手をもとめていた。しかし、この本が出てから、女性は働きに出るのを躊躇し、多くの施設が閉鎖された。しかしながら、私はといえば、働きながらこの年(1951年)に最初の子どもを産んだ。・・・・・心理学者としての私の使命はいかにしてBowlbyの学説の誤りを証明するかだった。 Bowlbyの学説には正しい点もあったが、基本的には誤りであったことを指摘できたと思う。・・・・・夫も心理学者だが、Bowlbyには関心がなかった。夫はヒューマニズムと自由の意義に関心があった。・・・・・。

Barbara Tizard の実証研究 (1) Tizardら(1975、1978)はresidential nurseries (わが国の制度では、乳児院・児童養護施設に近い施設と考えられる)で生活した子どもの追跡調査を行った。
• 背景：
対象はロンドンにある施設で過ごした経験をもつ65名の子ども。入居していた施設は3か所で、いずれもレベルの高い施設。スタッフは充実しており、本もおもちゃもふんだんにあった。看護師数は子どもたちが過ごした最初の1年間は24名、4歳半の時には50名いた。
看護師は特定の子どもと親密にならないようにしていた。
子どもは全員が満期産児。生後4か月前に入所し、少なくとも2歳まではそこにいた。2歳から4歳までの間に、24/65名が養子となり、15/65名が実の親のもとに戻った。26/65名は施設にとどまっていた。
• 4歳半の時の評価(1975)：
施設にとどまった18/26名は、interviewの際に、「看護師は余りかまってくれない、といった」。このうちの10/18名は仕事中のスタッフにしつこく付きまとい、注目を集めようとし、知らない人に対して人なつっこかった(DSM-5のRADの中核症状)。8/10名は看護師に付きまとうこともなく、知らない人に関心を示すこともなかった。問題行動の得点は低かった(DSM-5のDSEDの中核症状)。残りの8/26名は、看護師に付きまとうことはあっても、しつこさはなく、感情表現も普通だった。

Barbara Tizard の実証研究 (2)• 8歳の時の評価(1978)：
4歳半に時点では、18名が施設にとどまっていた。 8歳の時点で、7/18名が施設にとどまっていた。11/18名は養子に行ったり、里親や実の親のもとに行った。施設の7名の行動や認知機能に悪化はみられなかった。
里親や実の親のもとに行った子どもたちの養育者の評価は良好だった(他の子どもと差がない)。しかし、学校の先生は、他のクラスメートと多くの点で違うと評価していた。
養子に行った子どものIQは実の親のもとに戻った子どもより有意に高かった(115 vs103)。義父母のsocial classが高いことと関係していると考えられた。
 Tizardの見解は、maternal deprivationを重視あいたBowlbyのそれとは相いれない。しかし、Bowlbyに由来するAttachment Disorderという疾患が確かに存在することを明らかにした。
• DSM-III(1980)に初めてAttachment Disorderが収載された。
• DSM-III-R(1987)にTizardの研究成果が反映され、行動上の特徴に2つの類型があることが記載された。
• DSM-IV(1994)とDSM-IV(2000)では、2つの病型、抑制型と脱抑型が記載。
• DSM-III-R以降のDSMのAttachment Disorderの診断基準は基本的に変更がない。これは、Tizard以来、みるべき研究成果がなかったことによる。それにもかかわらず、Attachment DisorderはDSMが改定されても一貫して残された。その特徴ある病像が他の疾患によって説明されるのを避けるためであったという(Humphreys、2018)。
• わが国の事情はその逆で、 Attachment Disorderによって他の疾患を説明している。
• 東西冷戦の終結にともないRomanian Orphansの存在が明らかになり、AttachmentDisorderは再び精神医学の重要課題となった。

DSM-III Reactive Attachment Disorder DSM-III(1980)は1940年代のUSAの研究を参考にしている(Spitzが記録した映像を参照)。
A 8か月以前の発症
B 情動的結びつきを阻害する、ネグレクトや施設入所にともなう社会的孤立
C 通常みられる社会的反応の欠如。次の7項目のいくつか：① 2か月をすぎても目や顔で相手を追わない② 2か月をすぎてもあやしても笑わない③ 2か月をすぎても互いに見つめ合わない、5か月をすぎても赤ちゃん言葉での反応がない④ 4か月をすぎても養育者の声の方を見ない⑤ 4か月をすぎても母親への接近行動がない⑥ 5か月をすぎても、抱っこする仕草を予測した行動ができない⑦ 5か月をすぎても養育者と遊ばない。
D 次の7項目から3つ：① 泣き方が微弱② 過眠③ 周囲への無関心④ 運動性が低下⑤ 筋力低下⑥ 食べものへの欲求が弱い。
E 身長の伸びに比べて体重が増えない。頭囲は普通。
F 知的障害や自閉症ではない。
G 適切な療育により改善すれば診断はより確かになる。

DSM-III-R
Reactive Attachment Disorder of Infancy or Early Childhood
 DSM-III-R(1987)は、 Reactive Attachment Disorder of Infancy or early childhood とし、Tizardの研究成果を取り入れて診断基準を大幅に変更した。

A. 5歳以前の発症。以下の(1)または(2)(1) 発達過程で獲得した適切な態度をとれない。例：反応が過度に抑制されている、非常に警戒している、etc。
(2) 知らない人に対する過度ななれなれしさ。
B. 知的障害や自閉症スペクトラムではない。
C. 著しく不適切な養育。以下の少なくとも1つによって示される:(1) 安楽、刺激、愛着に対する情動的欲求の無視。
(2) 身体的欲求の無視。
(3) 養父母の頻回な交代。
D. CがAの原因であること。

日本語版からDSM-IV (DSM-IV-TR)
Reactive Attachment Disorder of Infancy or Early Childhood
 DSM-IV(1994)の記述内容はDSM-III-Rとほぼ同じ。
 しかし、 定義が変更された。
 DSM-IVとDSM-IV-TR(2000)は同じ内容。
A. 5歳以前の発症。以下の(1)または(2)(1) 発達過程で獲得した適切な態度をとれない。例：反応が過度に抑制されている、非常に警戒している、etc。
(2) 知らない人に対する過度ななれなれしさ。
B. 知的障害や自閉症スペクトラムではない。
C. 以下の少なくとも1つによって示される病的な養育:(1) 安楽、刺激、愛着に対する情動的欲求の無視。
(2) 身体的欲求の無視。
(3) 養父母の頻回な交代。
D. CがAの原因であること。
病型の特定抑制型；A-(1)脱抑制型； A-(2)
日本語版からDSM-IV (DSM-TR)
Reactive Attachment Disorder of Infancy or Early Childhood
以下の青字は誤り、赤字で示した部分が正しい理解

A. 5歳以前の発症。以下の(1)または(2)(1) 発達過程で獲得した適切な態度をとれない。例：反応が過度に抑制されている、非常に警戒している、etc。
(2) 知らない人に対する過度ななれなれしさ。
B. 知的障害や自閉症スペクトラムではない。
C. 以下の少なくとも1つによって示される病的な養育 (Pathogenic care as evidenced byat least one of the following)：病因となる養育(「養育が病原である」と明記)(1) 安楽、刺激、愛着に対する情動的欲求の無視 (Persistent disregard of thechild’s basic emotional needs for comfort, stimulation, and affection)。安らぎ、励まし、好意の基礎ともいうべき子どもの情動的欲求を無視する(2) 身体的欲求の無視(Persistent disregard of the child’s basic physical needs)。
(3) 養父母の頻回な交代(Repeated changes or primary caregivers that preventformation of stable attachments (e.g., frequent changes in foster care)。
D. CがAの原因であること。
病型の特定抑制型；A-(1)Pathogenic Careに対する反応として起こるので、Reactive脱抑制型； A-(2)Attachment Disorder。DSM-IV以前はこの定義が不明確なので、DSM-IV以前の研究は信頼性が? (Boris et al、
2005)

反応性アタッチメント障害/反応性愛着障害
Reactive Attachment DisorderDSM-5 criteria
A. 以下の両方によって明らかにされる、大人の養育者に対する抑制され情動的に引きこもった行動の一貫した様式：(1) 苦痛なときでも、その子どもはめったにまたは最小限にしか安楽を求めない。
(2) 苦痛なときでも、その子どもはめったにまたは最小限にしか安楽に反応しない。
B. 以下のうち少なくとも２つによって特徴づけられる持続的な対人交流と情動の障害(1) 他者に対する最小限の対人交流と情動の反応(2) 制限された陽性の感情(3) 大人の養育者との威嚇的でない交流の間でも、説明できない明らかないらだたしさ、悲しみ、または恐怖のエピソードがある。
C. その子どもは以下のうち少なくとも１つによって示される不十分な養育の極端な様式を経験している。
(1) 安楽、刺激、および愛情に対する基本的な情動欲求が養育する大人によって満たされることが持続的に欠落するという形の社会的ネグレクトまたは剥奪(2) 安定したアタッチメント形成の機会を制限することになる、主たる養育者の頻回な変更（例：里親による養育の頻繁な交代）(3) 選択的アタッチメントを形成する機会を極端に制限することになる、普通でない状況における養育（例：養育者に対して子どもの比率が高い施設）
D. 基準Cにあげた養育が基準Aにあげた行動障害の原因であるとみなされる（例：基準Aにあげた障害が基準Cにあげた適切な養育の欠落に続いて始まった）。
E. 自閉スペクトラム症の診断基準を満たさない。
F. その障害は5歳以前に明らかである。
G. その子どもは少なくとも9か月の発達年齢である。

脱抑制性対人交流障害
Disinhibited Social Engagement DisorderDSM-5 criteria
A. 以下のうち少なくとも2つによって示される、見慣れない大人に積極的に近づき交流する子どもの行動様式：(1) 見慣れない大人に近づき交流することへのためらいの減少または欠如(2) 過度に馴れ馴れしい言語的または身体的行動（文化的に認められた、年齢相応の社会的規範を逸脱している）(3) たとえ不慣れな状況であっても、遠くに離れて行った後に大人の養育者を振り返って確認することの減少または欠如(4) 最小限に、または何のためらいもなく、見慣れない大人に進んでついて行こうとする。
B. 基準Aにあげた行動は注意欠如・多動症で認められるような衝動性に限定されず、社会的な脱抑制行動を含む。
C. その子どもは以下の少なくとも1つによって示される不十分な養育の極端な様式を経験している。…省略。 Reactive Attachment Disorderと同じ内容
D. 基準Cにあげた養育が基準Aにあげた行動障害の原因であるとみなされる（例：基準Aにあげた障害が基準Cにあげた病理の原因となる養育に続いて始まった）。
E. その子どもは少なくとも9か月の発達年齢である。
該当すれば特定せよ
持続性：その障害は12か月以上存在している。
現在の重症度を特定せよ
脱抑制型対人交流障害は、子どもがすべての症状を呈しており、それぞれの症状が比較的高い水準で現れているときには重度と特定される。

RAD/DESD：DSM-5の診断基準の構築まで
 DSEDをRADから分離

2013 DSM-5
1994 DSM-IV
2000 DSM-IV-TR

1987 DSM-III-R

1980 DSM-III

 病因が養育(養育者)にあることを明記
 2つの病型を設定• 抑制型• 脱抑制型 Tizardの研究成果に基づいて内容を一新
 2つの病型の症状を記載(病型については記載なし)

 Attachment Disorderを収載

ルーマニアの棄児(捨て子)に関する研究 ルーマニアの棄児(Wikipediaなどから)
チャウシェスクは、人口増加が経済成長につながるとの考え方をもっており、母親が40歳を超えているか、既に4人の子供を育てている場合を除いて、中絶を法律で禁止した。子どものいない人々に対しては税を課した。出生率は大きく上昇したが、多くの家庭は子どもを養えず、子どもを孤児院に送った。
孤児院は子ども100人に職員1人の割合だった。職員が子どもの面倒をみることはなかった。監視がないため、年長の子どもは年下の子どもを暴力で従わせた。職員に被害を訴えるといじめが悪化するため、多くの子どもは沈黙を強いられた。食事は栄養価が低い上、年長の子どもに奪われることも多く、多くの子どもに成長の遅れがみられた。
1989年にルーマニア革命でチャウシェスク政権が倒されると、痩せこけ、床に小便を撒き散らし、糞便のこびりついた正視に耐えない状態に置かれた膨大な数の子どもたちが発見された。その数は17万と推計される。
 ルーマニアの棄児は世界各国へ養子として移住した。イギリス、カナダ、アメリカなどで彼らを対象にAttachment Disorderの研究がすすめられた。よく知られているのは下記。
• Bucharest Early Intervention Project (BEIP)• The English and Romanian Adoptees (ERA) project BEIPの研究成果がDSM-5の基礎となっている。

(1)

(2)

(3)

(1) Charles A Nelson is a professor at the Harvard Medica School.
(2) Nathan A Fox is a professor at the University of Maryland.
(3) Charles H Zeanah is a professor at the Tulane University School of Medicine

Bucharest Early Intervention Project (BEIP)
 2000年にスタート。
 生まれてすぐにBucharestの6施設に入所した136名が対象。入所以前の情報はない。
 ベースラインを評価した後、半数ずつ、そのまま施設で過ごす群と質の高い里親のもとで過ごす群に分けた。里親群は生後6〜31か月で里親のもとに行った。
追跡調査は、30か月、42か月、54か月、8年、12年。
 里親は毎週、やがて、2週間に1度、そして月に1度のケースワーカの訪問を受けている。
ケースワーカはプロジェクトスタッフのアドバイスを毎週受ける。
 施設群の1/3強がロマ(ジプシー)。

Participant Flow Diagram(Gleason et al、2011)

BEIPの研究成果から(1) Strange Situation ProcedureではType D (Disorganized)が多い(Zeanah et al、2005)

 Inhibited subtype(左)とDisinhibited subtype(右)の評価スケールの得点分布をみると、後者では得点が高い(重症例の割合が多いようだ)。

得点分布：0〜6
得点分布：0〜10(Zeanah et al、2005)

BEIPの研究成果から(2) Inhibited subtype(抑制型)とdisinhibited subtype(脱抑制型)は異なる疾患である(Zeanah &Gleason、2010)。
• DSM-IVの抑制型＝DSM-5のRAD、DSM-IVの脱抑制型＝DSM-5のDSED。
• 抑制型は内在化する(うつ病になりやすい)。脱抑制型は外在化する。
• 抑制型は、情のこもった対人交流が難しく、情動が不安定。脱抑制型は、対人交流が思慮分別を欠き、知らない人に対しても自制がきかない。
• 抑制型は、養育者との接し方がバラバラで関心がないようにみえる。脱抑制型は、養育者にベタベタする。
• 抑制型と脱抑制型は統計学的にも関連性がないことが示された。
 抑制型/脱抑制型の発生率は、30か月では4.6%/31.8%、42か月では3.3%/17.9%、54か月では4.1%/18%。DSEDがRADの5倍弱。
 経過：抑制型は里親のもとに行くと速やかに改善する(左)。脱抑制型ではそうではない(右)。

BEIPの研究成果から(3) 施設の入所期間が短く、早く里親のもとにいった子どもでは、DSED症状の改善が速くて顕著(図のminimal、persistent、early decreasing)。

Guon-Harris et al、2018

Professor Sir Michael Rutter

Professor Edmund Sonuga-Barke

The English and Romanian Adoptees (ERA) project (1) 1992年にスタート。Michael Rutter が主導。彼は現在86歳で、自閉症研究でも多くの業績を残した。
 ルーマニアから養子としてイギリスに移り住んだ165名が対象。彼らがイギリスに移ったのは生後2週〜42か月のときで、 4歳、6歳、11歳、15歳、21歳のときの行動、情動、認知機能、学業成績、社会性、健康状態を評価。
 4歳のときに111名について自閉症の特徴(抑制型)に調査した。6人(5%)が自閉症の診断基準をみたした(quasi autism)。しかし、6歳のときには診断基準を満たすものはいなかった（Rutteret al、1999)。その後の論文では、入所期間により異なることが示された(Sogna-Barke et al、2017)。

 ルーマニアの子どもには、① Quasi autism (疑似自閉症)、②Disinhibited Attachment (脱抑制型アタッチメント)、③ Cognitive Impairment (認知機能の障害。IQやワーキングメモリーの低下)、Inattention/Overactivity(脱抑制型)などがみられた(Kumsta et al、2010)。

The English and Romanian Adoptees (ERA) project (2) 施設の入所期間が6か月以下だと、改善が著しい。6か月以上だと障害の程度が重く、障害は青年期に持ち越される(Mumsta et al、2010; Sogna-Barke et al、2017)。
入所期間 6か月以上

YA:22〜25歳(Sogna-Barke et al、2017)

6歳

11歳

15歳

22〜25歳

6歳

11歳

15歳

22〜25歳(Sogna-Barke et al、2017)

(Sogna-Barke et al、2017)

Summary RADやDSEDは子どもが養育者に接近する行動(Attachment Behavior)が極めて顕著な形で長期間にわたり障害(Neglect)されたときに起こる、非常に特徴的な病像を示す疾患である。
 RADやDSEDの病因に関する考え方は、これらの疾患に固有のものであり、他の疾患とは完全に独立している。したがって、(広い意味での)虐待として理解することは慎むべきである。
 RADの発生頻度は施設に入った子どもの5%程度にしか見られない。しかも、良質の里親に養育されれば速やかに症状が消褪する。したがって、わが国の臨床場面でRADと診断される症例に遭遇することはないと考えてよく、あったとしても、極めてまれである。
 DSEDは施設に入った子どもの10〜20%にみられ、しかも、症状が長引き、社会的問題を起こす割合が一定程度認められる。したがって、DSED診断される症例に遭遇することはそれほどめずらしくないかもしれない。
 診断には、成育歴に関する詳細な病歴の把握が必要である。すなわち、乳児院で育ったかどうかの確認が必要である。
 「9か月以降に発症し、5歳までにRADの症状が明らかになる」という定義の根拠は以下のようである。
• 2〜7か月：色々な人と接触し、やがて、特定の人(養育者）に近づいて安心を得る。
7〜9か月：知らない人には黙っている(stranger wariness)。特定の人物(養育者)と離れるのを嫌がる(separation protest)。これらの行動が現れると、乳児はattachしたという。
以上から、BEIP研究グループは、生後9か月以降に発症すると定義した。
• 5歳という年齢はTizardの研究に拠っていると考えられる(調べた範囲では、明確に説明した論文がない)• DSEDの症状は長引くので、5歳という制限は設けられていない。
 DSM-IIIは、8か月以前に発症する、とした。これは、8か月以前に原因があるという意味で正しい。しかし、DSM-IV以降は、9か月以前に原因があり、9か月以降に症状がでる、と定義されている。これらの定義を無視して恣意的にこの診断名を用いてはならない。

Thank You