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日呼吸誌●症2（3），2013

例

食道，気管支，頸部皮膚に穿孔し瘻孔をきたした
肺門（縦隔）リンパ節結核の 1 例
岩切章太郎ａ糸井和美ａ今村直人ａ浩子ａ

遠藤和夫ｂ

平林正孝ｂ

上松

要旨：症例は 32 歳，男性．発熱，咳嗽にて近医受診し肺門，縦隔リンパ節腫大を指摘された．縦隔鏡下リ
ンパ節生検を施行直後に黒褐色吐物を認め，肺門（縦隔）リンパ節結核の食道穿孔と診断し抗結核治療開始した．治療開始後 2ヶ月半に両肺野に浸潤影が出現し，肺門（縦隔）リンパ節結核の気管支穿孔と診断した．
5ヶ月に右頸部皮膚瘻が出現したが治療継続により 5，10，19ヶ月に食道，皮膚，気管支瘻は各々閉鎖，23ヶ月に縦隔リンパ節の軽度腫大を残すのみとなり治療終了した．食道，気管支，頸部皮膚に穿孔した肺門（縦隔）リンパ節結核は非常にまれで，貴重な症例と考え報告する．
キーワード：肺門リンパ節結核，縦隔リンパ節結核，食道穿孔，気管支穿孔，頸部皮膚瘻Hilar tuberculous lymphadenitis, Mediastinal tuberculous lymphadenitis,
Esophageal perforation, Endobronchial perforation, Cervical cutaneous fistula緒言

成人発症の肺門（縦隔）リンパ節結核はまれな疾患であり，肺野に病変を認めない場合，悪性腫瘍との鑑別を要する．その主な合併症は，食道，気管支，大動脈などの近接臓器への穿孔とされる1）2）．今回我々は，肺門（縦隔）リンパ節結核に起因する食道穿孔，および抗結核治療中に気管支内穿孔による肺野への進展と，頸部皮膚瘻を合併したまれな症例を経験したので報告する．

症例

症例：32 歳，男性．
主訴：発熱，咳嗽．
家族歴：結核なし．
既往歴：アトピー性皮膚炎．
喫煙歴：20 本/日×15 年．

Fig. 1 The chest X-ray film on admission shows left
hilar lymphadenopathy.

飲酒歴：機会飲酒．
職業歴：機器修理（東南アジアへ出張歴多数あり）．

が出現，近医受診し抗菌薬を投与された．5 月 6〜15 日

現病歴：2009 年 5 月 3 日より 38.0℃台の発熱，咳嗽インドネシアに出張，帰国後も症状持続した．胸部 X
線写真，CT にて左肺門，縦隔リンパ節腫大を指摘され，連絡先：岩切 章太郎〒660‑0828 兵庫県尼崎市東大物町 1‑1‑1

5 月 18 日兵庫県立尼崎病院紹介受診．臨床所見および画像からは，悪性リンパ腫，サルコイドーシス，肺門（縱ａ隔）リンパ節結核等が鑑別診断として考えられたが，肺ｂ野病変および喀痰ともに認めないため，悪性疾患の除外

兵庫県立尼崎病院呼吸器外科

同 呼吸器内科（E-mail: iwakiri@kuhp.kyoto-u.ac.jp）（Received 29 Jun 2012/Accepted 14 Nov 2012）

および確定診断目的に縦隔鏡検査を施行予定で，6 月 1日入院となった．

食道，気管支，頸部に穿孔した肺門（縦隔）リンパ節結核の 1 例

Fig. 2239

The chest CT images on admission show mediastinal and hilar lymphadenopathy.

および経鼻胃管を挿入し，
6 月 3 日イソニアジド（isoniazid：INH），リファンピシン（rifampicin：RFP），ストレプトマイシン（streptomycin：SM），ピラジナミド（pyrazinamide：PZA）による抗結核治療を開始した（後日 4 剤は感受性ありと確認）．縦隔鏡検査の翌日（6 月 3日），初めて喀痰採取され抗酸菌塗抹検査は±，その後結核菌 PCR 陽性，培養検査陽性と判明した．その後 6月 25 日より流動食開始したが特に問題なく経過した．
8 月 11 日には食道穿孔は縮小したが，8 月 3 日より胸部 X 線写真，CT では当初みられなかった中葉無気肺，両肺野浸潤影が出現しはじめ，8 月 17 日には明らかに

Fig. 3 The esophageal endoscopic finding just after
mediastinoscopy shows deep ulceration with fistula.

拡大傾向を認めた（Fig. 4）．喀痰検査では菌量は減少し入院時現症：身長 171 cm，体重 64.3 kg，体温 38.0℃，部付近に気管支結核を疑わせる白色小結節が散在してお脈拍 115 回/min（整），血圧 132/84 mmHg．鎖骨上窩り，さらに舌区，中葉入口部に白色肉芽，穿孔病変が存

リンパ節腫脹なし．ほかに特記すべき所見なし．

在した（Fig. 5）．縦隔，肺門リンパ節結核が気管支に穿たものの，抗酸菌塗抹検査±を検出（培養は陰性）した
ため，8 月 21 日に気管支鏡検査を施行した．気管分岐

入院時検査所見：白血球 8,000/μl，好中球 81.8％，

孔，気道内への散布により肺野病変を形成したと考えた

CRP 7.23 mg/dl であった．ACE は正常値，Hb 12.4 g/dl，ため，8 月 21 日に PZA，SM を終了と同時に感受性のIL-2 レセプターは 825 U/ml と軽度高値であった．ツベあることを確認済みのエタンブトール（ethambutol：

ルクリン反応は 26×22/38×32 mm（硬結あり，二重発EB），レボフロキサシン（levoﬂoxacin：LVFX）を開始

赤なし）で，QuantiFERON-TB2G は陽性，抗 HIV 抗した．9 月 17 日には，食道穿孔の縮小，両肺野陰影の体は陰性であった．喀痰検査は喀痰が出ず施行不可で改善，喀痰の塗沫および培養陰性を確認し退院とした．

®

あった．

以後は外来治療継続し，11 月 6 日には食道穿孔の閉鎖，入院時画像所見（Fig. 1，2）
：胸部 X 線写真，CT（単気管支穿孔の退縮を確認した．しかし 11 月 20 日に右頸純）にて肺野に異常はみられなかったが，肺門，縦隔リ部腫脹が出現，皮膚が自壊し膿が流出，皮膚瘻を形成しンパ節腫大を認めた．

た．膿の検査では結核菌 PCR 陽性（塗沫陰性，培養陰性）

臨床経過：入院翌日（6 月 2 日）
，全身麻酔下に縦隔を確認した．治療継続にて徐々に膿の流出は減少し，鏡を施行し，リンパ節 #7，#4R の生検により縦隔リン2010 年 4 月 19 日で皮膚瘻は完全に閉鎖したものの，依パ節結核と診断した．術直後ルーチン採血で Hb 5.5 g/然として縦隔リンパ節腫大，気管支穿孔は残存していた．

dl と貧血が進行し，黒褐色吐物もみられたため，消化2011 年 1 月 17 日には気管支穿孔が閉鎖し，2011 年 4 月

管出血を疑い上部消化管内視鏡検査を施行した．気管分25 日には縦隔リンパ節腫大が軽度遺残しているものの，岐部背側付近の食道中部に辺縁不整で周囲白苔を伴う潰

そのサイズに変化なく経過しているため，内服治療を終瘍性病変がみられ（Fig. 3），縦隔リンパ節結核の食道内了とした．2012 年 7 月 17 日では食道，気管支穿孔の再への穿破による消化管出血と診断した．直後より絶飲食

発はみられず，縦隔リンパ節もそのサイズに変化なく良240

日呼吸誌

2（3），2013

Fig. 4 The chest CT images 2.5 months after the diagnosis show atelectasis of the right middle
lobe and bilateral infiltrative shadows.

好な経過である．

考察

肺門（縦隔）リンパ節結核は，従来初感染結核の代表的な病型として理解され，通常は小児期にみられるとされていたが，近年 BCG 接種の普及や感染源の減少により本症の頻度は著しく減少し，さらに初感染の年齢も高齢化しつつある1）．また，多くは肺野病変を伴っており，病変が肺門（縦隔）リンパ節内に限局した症例はまれであることから，近年は成人に発症した肺門（縦隔）リンパ節結核の報告もなされており，その主な合併症は，食道，気管支，大動脈などの近接臓器への穿孔とされる2）3）．
肺門（縦隔）リンパ節結核の発病形式としては，①初感染による初期変化群（primary complex）で，肺病変が小さく胸部 X 線写真上現れないもの，②初感染時に形Fig. 5 The bronchoscopic finding in the right middle
bronchus 2.5 months after the diagnosis shows a necrotic tissue with fistula.

成された小さいリンパ節病巣が，後に局所性に再燃し腫大したもの，③初期変化群が完全に治癒した後に起こる，いわゆる「secondary complex の 3 形式」が考えられて全身麻酔下での検査は必要なかったとも思われたが，食いる ．自験例は，32 歳という既感染率が低下している

道結核の診断について笠島ら8）が以下のように報告して年齢，東南アジアへの出張歴が多数あることから，発症いる．我が国の 36 例について，食道病変部の生検で診形式としては①の可能性が最も高いと考えられた．

断の得られた症例が 6 例，培養にて結核菌を証明できた

4）

診断に際しては，喀痰での抗酸菌の陽性率は 30〜

症例が 3 例と，食道内視鏡検査での診断は困難であるこ

40％と低く ，特に自験例のように喀痰検査が不可であっとが推察された．したがって自験例でも縦隔鏡による診た症例では悪性腫瘍との鑑別診断が不可欠となる．CT断は有用であったと考えられた．

5）

画像による鑑別診断では，リンパ節結核は内部の乾酪化

食道は結核に罹患する頻度が全臓器のなかで最も低く，病巣に一致して低濃度領域が存在し，周辺部が不均一に結核死亡患者の 0.15％にしか認めなかったと報告されて造影され，また炎症による線維化に伴い縦隔の脂肪織がいる9）10）．その発症機序は，①結核菌を含んだ喀痰の嚥消失するとされている．一方，悪性リンパ腫では造影後下による直接接触，②咽喉頭病巣からの直接移行，③気もほぼ均一の濃度を呈すため，CT 像でリンパ節結核と管周囲リンパ節などの隣接臓器からの穿破，④血行性や悪性リンパ腫の鑑別がある程度可能であるという ．自リンパ行性感染などに大別11）されるが，なかでも縦隔リ験例では，縦隔鏡前には単純 CT しか撮影されておらず，ンパ節結核による続発性のものが最も多く12），自験例もこの点は今後の症例に反映させるべきと考えられた．

これが原因と考えられた．

6）

確定診断については，荒井ら は，縦隔鏡が診断に有診断直後より抗結核治療を開始したにもかかわらず，用であったとしており，自験例でも縦隔鏡による診断を

自験例では肺野への進展がみられた．肺門（縦隔）リン施行した．施行直後の消化管出血から診断がついたため，パ節結核から肺野への進展機序は，気道への浸潤や穿孔

7）食道，気管支，頸部に穿孔した肺門（縦隔）リンパ節結核の 1 例

241が契機となり結核菌が肺野へ経気道性に散布されるため

隔リンパ節結核は右側に多いとされる．自験例での皮膚とされる ．自験例でも，画像的に縦隔，肺門リンパ節

瘻部位は，リンパ管が右静脈角に注ぐ部位の近傍であると舌区枝，中葉枝との連続性がみられ，肺野病変が舌区，ことからリンパ行性の上行性経路が考えられた．
さらに，中葉を中心に存在することから上述の機序が考えられた．

皮膚瘻形成時の膿検査が塗沫，培養ともに陰性であった

一方，抗結核治療を開始後にこれらの病態をきたした原点から考えると，初診時は触診できなかったものの，小因としては，初期悪化が関与すると考えられる．初期悪さい鎖骨上窩リンパ節結核が存在し，それが治療開始5ヶ化とは，RFP を含む強化療法を行った場合，排菌は順月の時点で初期悪化による皮膚瘻を形成した可能性が考調に陰性化しているにもかかわらず，治療開始 3ヶ月頃えられた．

13）までに胸部 X 線像悪化，胸水貯留，リンパ節腫大など

リンパ節結核の治療に関しては，標準的な肺結核の治を認めることを指し，肺結核の治療中 20〜30％に認め療に準ずるとされ，American Thoracic Society（ATS）られる14）．初期悪化により肺門（縦隔）リンパ節結核かのガイドラインでは 6ヶ月程度の標準治療で十分であるら肺野への進展をきたす時期は治療開始約 2〜6ヶ月ととされている23）．我が国における報告でも，肺野に進展される1）13）．初期悪化の発症機序としては，治療によりしたリンパ節結核に関しては，9〜12ヶ月で肺野病変，細胞性免疫が回復し，抗結核薬により死滅した菌体成分

縦隔リンパ節腫大は十分に改善し治癒可能であったと報に対する局所アレルギーが起こることによるためと考え告されている13）24）．自験例では気管支穿孔の閉鎖にはられている15）．初期悪化の発症後は，肺野病変の悪化や19ヶ月を要し，さらに縦隔リンパ節の縮小を継続的に認

胸水貯留などでは特別な治療は不要で，抗結核薬投与継めるまでには 23ヶ月を要したため，抗結核薬治療を続にて 3〜6ヶ月後には軽快することが多いとされるが，23ヶ月継続した．しかし，5ヶ月半で出現した右頸部皮致死的な病変の出現（特に中枢神経系結核による神経麻膚瘻からの膿検査では結核菌塗沫陰性が確認でき，その痺等）や全身状態の悪化時はステロイド治療や外科的処後8週間の時点で結核菌培養陰性を確認できたことから，．自験例では，肺野へのこの時点で治療終了としても問題なくその後順調に経過進展をきたした 2ヶ月半の時点では，喀痰の抗酸菌塗沫した可能性があり，この点は今後の症例に反映させるべ検査が陽性であり，初期悪化か真の悪化かの判断が難しきと考えられた．

置が必要となることがある

16）17）

く，薬剤の変更も試みた．しかし，その時点での喀痰検

まれな成人発症の肺門（縦隔）リンパ節結核が，食道，査は最終的には培養陰性であり，もともと感受性結核菌気管支，頸部皮膚に穿孔，進展した 1 例を経験した．縦であったことや，順調に回復したことから一連の経過は隔鏡による速やかな診断と治療が奏効し，初期悪化によ初期悪化と考えてよいと思われる．

る肺野への進展を認めたものの良好な経過が得られた．

しかしながら，縦隔鏡翌日の治療開始前の喀痰検査で肺門（縦隔）リンパ節結核の診断が得られれば，肺野病結核菌を検出していることから，初期悪化ではなく治療変を認めない症例でも積極的な気管支鏡検査が必要と思開始時に，すでに気管支内に結核病変が進展していた可われた．

能性も否定できない．Baran ら は，成人の肺野病変の18）ない肺門，縦隔リンパ節結核について検討したところ，17 例中 15 例に気管支病変を認めたとしている．このこ

著者の COI（conﬂicts of interest）開示：本論文発表内容に関して特に申告なし．とから，自験例のように肺門（縦隔）リンパ節結核が疑引用文献

われた場合は，肺野病変の有無にかかわらず気管支鏡検査を積極的に行うべきと考えられた．また，自験例のような縦隔鏡によるリンパ節生検は，結核性の縦隔洞炎を起こす可能性もありうることを考えると，なおさら気管支鏡検査を先行させるべきであったと考えられた．
頭頸部の結核感染はリンパ節病変の頻度が最も高いとされる19）20）．その感染経路は，①縦隔からの上行性，②咽喉頭のリンパ装置を進入門戸として頸部に至る下行性
自験例では5ヶ月の時点で皮膚瘻を形成したが，がある21）．
後述するように上行性経路がその機序として考えられる．
忽那22）によると，気管右側ではリンパ管が本幹を形成し右静脈角に注ぐのに対し，左側ではリンパ本幹は形成されず個々に胸管に合流するという解剖学的差異から，縦1）鈴木公典，林文，山岸文雄，他．成人肺門リン

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食道，気管支，頸部に穿孔した肺門（縦隔）リンパ節結核の 1 例

243

Abstract

A case of esophageal and endobronchial perforation, and cervical cutaneous fistula,secondary to hilar（mediastinal）tuberculous lymphadenitis
Shotaro Iwakiri a, Kazumi Itoi a, Naoto Imamura a, Hiroko Uematsu a,
Kazuo Endo b and Masataka Hirabayashi b

Department of Respiratory Surgery, Hyogo Prefectural Amagasaki Hospital
Department of Respiratory Medicine, Hyogo Prefectural Amagasaki Hospitalab

A 32-year-old man was admitted complaining of fever and cough. Chest X-ray and computed tomography
showed left hilar and mediastinal lymph node swelling. We performed a lymph node biopsy by mediastinoscopythat was diagnosed as hilar（mediastinal）tuberculous lymphadenitis. Just after mediastinoscopy, the patient
vomited with hematemesis, and was diagnosed as esophageal perforation resulting from hilar（mediastinal）tuberculous lymphadenitis by emergent upper gastrointestinal endoscopy. He was treated with antituberculousdrugs. Two-and-half-months later, a chest X-ray and CT films showed infiltrative shadows in the bilateral lungfields, and we diagnosed as endobronchial perforation because of hilar（mediastinal）tuberculous lymphadenitis
by bronchoscopy. Five months later, right cervical cutaneous fistula was revealed. Thereafter the patient improved gradually. Later, after 5, 10, and 19 months of antituberculous chemotherapy, the esophageal perforation,
the cervical cutaneous fistula and the endobronchial perforation were respectively reduced and eventually disappeared. After 23 months, the hilar（mediastinal）lymphadenopathy was reduced in size, and the antituberculous
chemotherapy was finished. After 36 months, no recurrent signs are seen and the patient is showing good statement.