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日呼吸誌●症9（3），2020

例

子宮筋腫治療前に診断した良性転移性平滑筋腫の 1 例
大岩綾香

内藤雅大

坂倉康正

西村正

井端英憲

大本恭裕

要旨：症例は 49 歳，女性．20XX－16 年より子宮筋腫の診断を受けていた．20XX－7 年胸部 CT にて肺結節影を指摘されたが，経過観察の方針となった．20XX年 2 月肺結節影の増加を認めたため，同年 5 月診断目的に胸腔鏡下左上葉部分切除術を施行した．病理組織所見から良性転移性平滑筋腫の診断となった．良性転移性平滑筋腫は良性の子宮平滑筋腫にもかかわらず，肺転移をきたす腫瘍である．子宮筋腫治療前に早期診断・治療した症例は稀であり報告する．
キーワード：良性転移性平滑筋腫，子宮筋腫

Benign metastasizing leiomyoma (BML), Uterine leiomyoma緒言

腹部平坦・軟，圧痛なし，四肢に浮腫なし，ばち指なし．
入院時検査所見：血液検査所見では Hb 9.9 g/dL と低良性転移性平滑筋腫（benign metastasizing leiomyo-下しており，HbA1c 8.4％と高値であった．腫瘍マーカーma：BML）は，病理学的には良性の所見を示す子宮平は SLX 40.0 U/mL と軽度上昇を認めた他には異常所見を滑筋腫にもかかわらず，肺転移をきたす稀な病態である．

認めなかった．

わが国においてはこれまで約 60 例の報告がある疾患であ

胸部単純 X線写真：明らかな異常は指摘されなかった．

り，子宮筋腫に対する手術後に肺転移を認めた症例が多胸部 CT：20XX−7 年時，左上葉に境界明瞭，辺縁整く報告されている．今回子宮筋腫の治療前に早期診断・な直径約 7 mmの単発結節影を認めた（図 1A）．20XX年治療した症例を経験したので報告する．

2 月の初診時，左上葉の結節影に変化は認めず（図 1B），症例

その他部位に新たに多発する結節影，粒状影の出現あり（図 1C〜E．最大径 7 mm．右 6 個，左 3 個）．

患者：49 歳，女性．

臨床経過：多発する結節影であることから，転移性肺主訴：心窩部痛．

腫瘍を念頭に置き全身 CT，甲状腺エコーを施行したが既往歴：子宮筋腫，糖尿病．

子宮筋腫の他に明らかな原発巣を疑う所見は認めなかっ生活歴：喫煙歴なし，粉塵曝露歴なし．

た．結節のサイズから気管支鏡検査や CT ガイド下生検

現病歴：20XX−7 年より胸部 CT にて肺結節影の指摘

ではアプローチ困難であり，糖尿病のコントロール不良をされたが，増大傾向なく経過観察の方針となっていた．

であることから PET-CT での評価は難しいと判断した．

20XX年 2 月に心窩部痛のため当院内科外来を受診し，肺子宮筋腫があること，7 年という経過での緩徐な増悪で結節影の増加を認め当科紹介となった．

あることから，BMLの可能性も考慮したうえで患者と相入院時現症：身長 165 cm，体重 90 kg，体温 36.6℃，血談し，20XX 年 5 月確定診断目的に手術の方針となった．

圧 143/83 mmHg，脈拍 77 回/分・整，SpO2 98％（室内図 1B に示した左上葉の結節影に対し，術前に CT ガイド気）．心雑音なし，肺副雑音なし，正常呼吸音を聴取する．

下にマーキングを行い，胸腔鏡下左上葉部分切除術を施行した．病理組織所見では好酸性胞体を有する紡錘形細連絡先：内藤 雅大〒 514‒1101 三重県津市久居明神町 2158‒5
独立行政法人国立病院機構三重中央医療センター呼吸器内科（E-mail: maay2010@kme.biglobe.ne.jp）（Received 7 Nov 2019/Accepted 25 Feb 2020）

胞の束状増生を認め（図 2A），平滑筋由来と考えられた．
免疫組織化学染色ではα -SMA陽性（図 2B），estrogen receptor（ER）陽性（図 2C），progesterone receptor（PgR）
陽性（図 2D）であることから，子宮平滑筋由来と判断した．病理組織所見からはリンパ脈管筋腫症も鑑別に挙がるが，HMB-45 陰性（図 2E）であることから否定的であっ子宮筋腫治療前に診断した良性転移性平滑筋腫の 1 例

A

B

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CE
D

図 1 7 年前および初診時胸部 CT．（A）20XX−7 年時．左上葉に境界明瞭，辺縁整な直径約 7 mmの単発結節影を認めた．（B〜E）20XX年 2 月の初診時．左上葉の結節影に変化は認めず（B），その他部位（矢印）に新たに多発する結節影，粒状影の出現あり（C〜E）（最大径 7 mm．右 6 個，左 3 個）．

AB

C

D

E
A

F

GA

図 2 肺病変の病理組織所見．（A）Hematoxylin-eosin（HE）染色．好酸性胞体を有する紡錘形細胞の束状増生を認める．
（B）α -SMA 染色．（C）Estrogen receptor（ER）染色．
（D）Progesterone receptor（PgR）染色．
（E）HMB-45 染色．
（F）TTF-1 染色．（G）MIB-1 index 1％未満であった．B〜D は陽性．E，
F は陰性．

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B

図 3 腹部 MRI．（A）T2 水平断像．（B）T2 矢状断像．子宮筋層内，子宮漿膜下に筋腫を認める．
悪性所見は認めず．

A

B

C

D

図 4 子宮筋腫の病理組織所見．（A）HE染色．紡錘形細胞の束状増生を認める．壊死や分裂像，核異形はなく，良性の子宮平滑筋腫と診断した．（B）Victoria blue染色．
（C）CD31 染色．
（D）D2-40 染色．毛細血管内に浮遊する筋腫成分を認める．CD31 陽性，D2-40 陰性であることから，リンパ管侵襲の可能性は否定された．

た．形態的に癌種を考える所見はなく，TTF-1が陰性（図2F）

死や分裂像，核異形はなく，良性の子宮平滑筋腫と診断であり，MIB-1 index 1％未満（図2G）であることから悪した．また，毛細血管内に浮遊する筋腫成分を認めた性腫瘍は疑いにくい所見であった．以上の結果より，BML（図 4）．と診断した．

子宮，両側付属器摘出後 1 ヶ月時点で撮像した胸部 CT

20XX−16 年より子宮筋腫の指摘はされていたが，手では一部腫瘍は縮小しており，増悪している結節は認め

術希望なく経過観察となっていた．子宮筋腫の精査のたなかった（図 5）．現在も外来で経過観察を行っている．

め腹部 MRI撮像したが明らかな悪性所見は認めなかった（図 3）．BML の治療は，子宮筋腫による過多月経により貧血をきたしていることも考慮し，外科的手術を選択し考察

BML は 1939 年に Steiner により初めて報告された疾患

た．患者の同意が得られたため，20XX 年 10 月腹式単純であり，組織学的に良性である子宮平滑筋腫が肺に転移子宮全摘術，両側付属器切除術を施行した．子宮筋腫のしたものと述べられた1）．肺への転移が多く認められるが，病理組織所見は肺病変と比較して同様の所見を示し，壊深部組織，骨，リンパ節，大網，腸間膜，脊髄，心臓へ子宮筋腫治療前に診断した良性転移性平滑筋腫の 1 例

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図 5 初診時および術後胸部 CT．（左）初診時．
（右）子宮，両側付属器摘出後 1 ヶ月．上段に示す結節影は消失し，下段に示す結節影は増大なく経過している（矢印）．の転移報告例もある2）．

めており，外科的操作に伴う血行性播種ではないと判断

BMLの成因は未だ一定の見解は得られておらず，以下のような仮説が提唱されている．

した．以上より，外科的手術とは無関係に血行性に肺転移をきたした可能性が示唆された．わが国においては，：BML を発症した

BML として報告された症例は本症例を含み 59 例であっ患者の大部分が子宮筋腫核出術または子宮全摘術後であた．報告例のうち，子宮筋腫に対する治療前に肺病変をり，外科的操作に伴い偶発的に腫瘍組織が脈管に侵入指摘された症例は 7 例であり，多くは転移性肺腫瘍が疑し，血行性に到達した組織で増殖したとする説であり，われ手術を行い，病理診断されていた．診断後子宮筋腫最も広く受け入れられている．Comparative genomicに対し単純子宮全摘術，もしくは単純子宮全摘術に加えhybridization 法 ，X-chromosome inactivation 解析法

両側付属器切除術を受けた症例は 4 例であり，ホルモン①子宮筋腫からの血行性播種説

2）3）

4）

5）などを用いた遺伝子解析の結果，子宮と肺の腫瘍がとも治療を受けた症例が 1 例，他 2 例は経過観察されている．にモノクローナルな平滑筋の増殖によりなっていること

毛細血管内に筋腫成分を認めた症例は，全 BML報告例のが証明され，血行性播種説を支持している．

うち本症例の 1 例のみであった．また，ER，PgRが陽性で：② Low grade malignancyの子宮平滑筋肉腫の転移説6）7）
子宮筋腫瘍は良性の子宮筋腫，悪性の平滑筋肉腫，悪性あったことから，性ホルモン依存性腫瘍が多発した可能性も完全に否定はできない．

度不明な平滑筋腫瘍に分けられる．これらの病理学的鑑

治療は腫瘍数が少なければ外科的摘出術が行われる

別は，核分裂像，核異形，凝固壊死により分類されるが 8），が，多発性であることが多く，すべてを摘出することが分類はしばしば困難であるとされている．

困難な症例も多い11）．ER，PgR 陽性の症例が多いことか③性ホルモン依存性という同様の性質をもつ腫瘍が多ら1），両側卵巣摘出術，プロゲステロン（progesterone）発した多元説 ：全身の血管平滑筋から新たに平滑筋新や性腺刺激ホルモン放出ホルモン（gonadotropin releas-生物が発生することは可能であり ，また，BML の 70〜

ing hormone）の投与も有効とされているが，実際には80％において ER，PgR が陽性とされていること10），妊娠

わが国の報告例では経過観察されている症例も多く，標や出産によって腫瘍の自然消退を認める報告があること

準的な治療法は確立していない．本症例においては，子から，性ホルモン依存性と考えられる．

宮筋腫治療前に診断している状況であったことから，原9）2）

本症例では，肺，子宮より得られた組織はどちらも同発と考える子宮筋腫を摘出すること，ホルモン依存性に様に紡錘形細胞の束状の増生を認め，核分裂像，核異形，増大する可能性が示唆されたため，両側卵巣を摘出する

壊死など悪性を疑う所見は認めず，low grade malignancy

こととした．その後のフォローアップ検診の胸部 CT での子宮平滑筋肉腫が転移した可能性は否定された．本症

は一部腫瘍の縮小を認めており，治療効果を確認した．

例において摘出した子宮筋腫の病理組織所見では，毛細今後慎重に経過観察を行う方針となっている．

血管内に筋腫成分を認め，血行性播種の可能性が考えら

今回，子宮筋腫治療前に診断した BMLの 1 例を経験しれた．子宮筋腫手術や婦人科手術の既往なく肺病変を認た．BML は，子宮筋腫の手術後に診断した報告が多く，

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本症例のように治療前に早期診断した症例は稀である．

4）Patton KT, et al. Benign metastasizing leiomyoma:

子宮筋腫治療前の状況であっても，肺結節影を認めた際

clonality, telomere length and clinicopathologicanalysis. Mod Pathol 2006; 19: 130‒40.には，BMLの可能性も念頭に置き鑑別する必要があると考えられた．
謝辞：本稿を終えるにあたり，胸部手術を施行していただ
いた当センター呼吸器外科の安達勝利先生，樽川智人先生，子宮卵巣摘出手術を施行していただいた当センター婦人科の吉村公一先生，病理組織学的検討にご尽力いただいた当セン
ター病理診断部の藤原雅也先生に深く感謝いたします．
著者の COI（conﬂicts of interest）開示：本論文発表内容に関して申告なし．

5）Tietze L, et al. Benign metastasizing leiomyoma: acytogenetically balanced but clonal disease. HumPathol 2000; 31: 126‒8.
6）Wolﬀ M, et al. Pulmonary metastases (with admixedepithelial elements) from smooth muscle neoplasms.
Report of nine cases, including three males. Am J
Surg Pathol 1979; 3: 325‒42.
7）Joseph V, et al. Benign metastasizing leiomyoma
causing spinal cord compression. Surg Neurol 2003;
60: 575‒7.
8）Toledo G, et al. Smooth muscle tumors of the uterus:

引用文献

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2）Rivera JA, et al. Hormonal manipulation of benign
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11）Abramson S, et al. Benign metastasizing leiomyoma:

3）Rao AV, et al. Pulmonary benign metastasizing leio-clinical, imaging, and pathologic correlation. AJR
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myoma following hysterectomy: a clinicopathologiccorrelation. J Thorac Oncol 2008; 3: 674‒6.

Abstract

A case of benign metastasizing leiomyoma diagnosed before treatment of uterine leiomyoma
Ayaka Ohiwa, Masahiro Naito, Yasumasa Sakakura,Tadashi Nishimura, Hidenori Ibata and Yasuhiro Oomoto
Department of Pulmonary Medicine, Mie Chuo Medical Center

A 49-year-old woman with an untreated uterine leiomyoma was found to have a solitary nodule in the left
upper lobe on chest computed tomography (CT) seven years ago. We adopted a wait-and-see approach, and thenodule did not increase in size. She was referred to our hospital because of epigastralgia, and chest CT showed
multiple nodules in bilateral lung ﬁelds that had exacerbated since the initial examination. We performed a left
upper lobe resection in order to make a deﬁnitive diagnosis. The resected tumor revealed pathological proliferation of spindle cells without any nuclear atypia or mitotic ﬁgures. Immunohistochemical staining demonstrated
positive reaction for α -smooth muscle actin, progesterone and estrogen receptors. Therefore, we diagnosed thetumor as a pulmonary benign metastasizing leiomyoma.
Benign metastasizing leiomyoma is a rare disease that represents the extrauterine spread of a benign uterine leiomyoma. In most cases, there is a previous history of hysterectomy for uterine leiomyoma. This case was,however, diagnosed as benign metastasizing leiomyoma before treatment of uterine leiomyoma. Benign metastasizing leiomyoma may be considered in the diﬀerential diagnosis when a lung nodule is detected in a patient withan untreated uterine leiomyoma.