日呼吸誌●症8（3），2019173

例

腫瘤状陰影を呈したニューモシスチス肺炎の 1 例
坂井健一郎ａ

上田裕ｂ

宮脇裕史ｂ

東條泰典ａ

要旨：症例は 44 歳女性．ネフローゼ症候群で 8 ヶ月前よりステロイド治療を開始した．ステロイド漸減の過程で浮腫の増悪を認め 1 ヶ月前よりステロイドを増量していた．浮腫増悪の精査加療目的で入院となり，画像検査で左肺舌区から下葉にまたがる腫瘤状陰影を認めた．また血清β-D-グルカンが高値であった．気管支鏡検査による生検，洗浄でニューモシスチス肺炎（PCP）と診断した．PCPの画像は一般的にすりガラス状陰影を呈し，腫瘤状陰影を呈することは少ない．特に非 HIV 感染者においてはきわめて稀と考えられた．
キーワード：ニューモシスチス肺炎，ネフローゼ症候群，腫瘤状陰影
Pneumocystis pneumonia (PCP), Nephrotic syndrome, Mass lesion緒

診し，3 日後にネフローゼ症候群の精査加療目的に香川言ニューモシスチス肺炎（県立中央病院腎臓内科へ紹介入院となった．
pneumonia：併存症：ステロイド糖尿病，脂質異常症．

PCP）は細胞性免疫が低下した状態で発症する日和見感

受診時内服薬：PSL，ラベプラゾール（rabeprazole），染症であり，ヒト免疫不全ウイルス（human immunode-アルファカルシドール（alfacalcidol），ジラゼプ（dilazep），

ﬁciency virus：HIV）感染者や，ステロイドの長期使用

アトルバスタチン（atorvastatin），ブロチゾラム（brotizolam）．

患者などに発症する重大な感染症である ．PCP の典型

喫煙歴：過去少量のみ．

的な画像所見は，びまん性すりガラス状陰影であり，病入院時現症：身長 151.8 cm，体重 48.2 kg．体温 36.9℃，状が進行すると陰影の範囲は末梢まで広がり，濃度が上血圧 121/100 mmHg，心拍数 121 回/min，SpO2 96％（室昇して浸潤影を形成することがある2）．また，HIV 感染内気）．意識清明．眼球結膜浮腫状，充血あり，黄染な者における PCPでは，嚢胞形成や結節影，空洞影など多し．眼瞼結膜貧血なし．顔面浮腫あり，moon face 様．

1）

彩な陰影を呈することがある ．今回，非 HIV 感染者で肺音清，心音整，雑音なし．腹部軟，圧痛なし，腸蠕動あるにもかかわらず，腫瘤状陰影を呈するという，稀な音正常．四肢（手指，手掌，下腿）に浮腫あり．

3）

PCP 症例を経験したので報告する．

症例

入院時血液検査所見：白血球 25,400/μL，CRP 1.82 mg/dLと炎症反応の上昇，LDH 437 U/L，β-D-グルカン84.8 pg/mL（基準値 11 pg/mL 以下）と上昇を認めた（表 1）．

患者：44 歳，女性．

入院時胸部単純 X線写真・胸部 CT（図 1a，b）：左肺舌主訴：全身浮腫．

区から下葉にまたがるように 45 mm大の腫瘤性病変あり．

現病歴：微小変化型ネフローゼ症候群で 8 ヶ月前より気管支の途絶，胸膜に接する結節影を認めた．

近医にてプレドニゾロン（prednisolone：PSL）50 mg/日

入院後経過：入院時の血液検査で β-D-グルカンの上昇でステロイド治療が開始され，10 mg/日まで漸減していを認めたため，真菌感染症の可能性が考えられた．画像た．しかし，ネフローゼ症候群の再燃で 1 ヶ月前からはからは肺癌，胸膜播種も否定できないため，第 4 病日気

45 mg/日に増量していた．全身浮腫の増悪のため近医受

管支鏡検査を行い左 B5b，B8bよりブラシ擦過，生検，左B5bより気管支洗浄を行った．その結果，左肺舌区，左下連絡先：坂井 健一郎〒 761‒0193 香川県高松市新田町乙 8ａ

独立行政法人国立病院機構高松医療センター呼吸器内科ｂ

香川県立中央病院呼吸器内科（E-mail: sakai.kenichiro.vc@mail.hosp.go.jp）（Received 20 Sep 2018/Accepted 28 Jan 2019）

葉両方の経気管支肺生検（transbronchial lung biopsy：TBLB）検体，洗浄液のグロコット染色で，円形，お椀型 cup-shaped ないし三日月型のに合致する菌体を認め（図 2c，d），PCPと確定診断した．
気管支鏡検査後からスルファメトキサゾール・トリメトプリム（sulfamethoxazole-trimethoprim：ST） 合剤 12

日呼吸誌

174

表1
血算WBC
Neut
LymMo
EosBasoRBC
Hb
Plt

a25,400 /μL
95.8 ％
2.2 ％
1.7 ％
0.0 ％
0.3 ％
529×104 /μL
16.4 g/dL
39.4×104 /μL

生化学
TPAlbGlbCRP
BUN
Cre
UAT-bil
D-bil
AST
ALT
ALP
ChE
γ -GTPLDH
CK8（3），2019

入院時血液検査・尿検査所見

4.4 g/dL
1.3 g/dL
3.1 g/dL
1.82 mg/dL
20.8 mg/dL
0.75 mg/dL
4.6 mg/dL
0.8 mg/dL
0.1 mg/dL
21 U/L
18 U/L351 U/L
411 U/L
80 U/L437 U/L
40 U/LNaK
ClCa
PFeFerritin
HbA1c132.3 mmol/L
4.9 mmol/L
98.8 mmol/L
8 mg/dL
3.9 mg/dL
24 μg/dL
280 ng/mL
7.7 ％β-D-グルカン
アスペルギルス抗原
クリプトコッカス抗原
T-SPOT
抗 MAC 抗体84.8 pg/mL
（−）
（−）
（−）
（−）

尿検査
尿色調
尿混濁
尿蛋白
尿糖
尿比重尿 pH淡黄色（−）
4＋（−）
1.01
6.5bc

図 1 画像所見．
（a）入院時胸部単純 X 線写真．左下肺野に腫瘤状陰影を認めた（矢印）．
（b）入院時胸部 CT．頭側方向からの肺野条件 3 スライスと縦隔条件の 1 スライス．左肺舌区から下葉にまたがるように 45 mm 大の腫瘤性病変がみられた（矢印）．境界は一部不明瞭となっている（矢頭）．（c）入院 6 週間後の胸部単純 X 線写真．ST 合剤投与後，左下肺野の腫瘤状陰影は消失した．

腫瘤状陰影を呈したニューモシスチス肺炎の 1 例

a175bbcd

図 2 病理所見．
（a）1×2 mm 大の経気管支肺生検（transbronchial lung biopsy：TBLB）検体，hematoxylin-eosin（HE）染色，40 倍．境界不明瞭な結節影（矢印囲み部位）に炎症を伴う線維化がみられた．（b）TBLB 検体，HE 染色，200 倍．
顆粒球やリンパ球の浸潤，線維化がみられた．明らかな類上皮肉芽腫性変化は認めなかった．
（c）TBLB 検体，グロコット染色，400 倍．円形，お椀型，三日月型（矢印，丸囲み）の嚢子がみられた．（d）気管支洗浄液，グロコット染色，1,000倍．に合致する，お椀型の嚢子（矢印）がみられた．

錠/日による治療を開始した．13 日間継続後，低ナトリを呈することは稀であり 5〜10％とされている5）．また結ウム血症，食欲不振の副作用で 3 錠/日に減量し，さらに節状あるいは腫瘤状陰影を呈することは約 5％とも報告

12 日間継続し，26 日目から 1 錠/日の維持量とした．入院されている6）．非 HIV 感染症においては，PCP で腫瘤状

6 週間後の胸部単純 X 線写真で，左下肺野の腫瘤状陰影陰影を呈することは，さらに頻度が少ない．非 HIV 感染は消失した（図 1c）．

症において，孤立性結節影を呈する PCP は今までに 5 例

考察

PCP の典型的な胸部 CT 像は，両側びまん性すりガラス状陰影であり，これは肺胞腔内のフィブリンやデブリ
ス，しか報告がなく，そのうち比較的最近報告された 3 症例はすべて悪性リンパ腫を基礎疾患とする症例であった7）〜9）．
本症例は非 HIV 感染症，非悪性腫瘍症例における，腫瘤状陰影をきたした，稀な PCP 症例である．

菌体の集簇を反映している．すりガラス

結節状陰影を呈した PCP の病理組織所見の検討では，状陰影の分布に関しては，肺門側優位で胸膜側に正常部類上皮細胞やリンパ球の浸潤を有し，時に壊死や嚢胞を位を残した像，いわゆる perihilar distribution with pe-伴った肉芽腫が認められたと報告されている10）11）．結節

ripheral sparing 所見や，分布が均一ではなく肺小葉単状陰影を形成した機序として，位で濃淡がみられるモザイク状もしくは地図状のすりガ

炎症細胞を伴った肉芽腫の形成が考えられる．本症例のラス状陰影を呈することが比較的特徴的である4）．

病理所見では炎症を伴うリンパ球浸潤や線維化がみられ菌体に対する一方，HIV感染者に伴う PCPでは多彩な陰影を呈するb）．
るが，明らかな肉芽腫性変化は認めなかった（図 2a，ことが知られている．しかし浸潤影や結節影，空洞陰影観察された菌体は少量であった．TBLB 検体が 1×2 mm

176

日呼吸誌と小さいこと，鉗子によるアーチファクトもあり大きな8（3），2019られる．細胞性免疫不全の状態にある患者においては，腫瘤の全体像を反映していない可能性がある．同様の症

すりガラス状陰影という PCPに典型的な画像所見を伴わ例があれば病理所見を再検討する必要があると考える．

なくても，PCP の可能性がある．本症例では β-D-グルカ

このような腫瘤状陰影を形成した理由としては，ステンが高値であることが PCP を疑うきっかけとなった．

ロイドの増減による免疫応答の変化を考えた．孤立性結PCP の診断率を上昇させるために，積極的な β-D-グルカ節影をきたした悪性リンパ腫における症例では，化学療ン測定が必要である．

法の経過中に結節影の増大を認めている．悪性リンパ腫の化学療法として R-CHOP［リツキシマブ（rituximab）＋シクロホスファミド（cyclophosphamide）＋ドキソル

著者の COI（conﬂicts of interest）開示：本論文発表内容に関して申告なし．

ビシン（doxorubicin）＋ビンクリスチン（vincristine）＋引用文献

PSL］療法が行われており，R-CHOP療法では 1 サイクル
あたり PSL 100 mg/日を 5 日間投与し 6 日目から 21 日目までは休薬する．Kimらの症例では 5 サイクルの R-CHOP施行後，Patelらの症例では 6 サイクルの CHOP施行終了
後に結節影の出現を認めている8）9）．つまりステロイドの1）Sepkowitz KA. Opportunistic infections in patientswith and patients without acquired immunodeﬁciency
syndrome. Clin Infect Dis 2002; 34: 1098‒107.

大量投与，oﬀの繰り返しの経過で結節影が出現している．

2）Allen CM, et al. Imaging lung manifestations ofHIV/AIDS. Ann Thorac Med 2010; 5: 201‒16.

本症例でも PSL 50 mg/日でステロイド投与が開始され，

3）Fujii T, et al.

一時 10 mg/日まで減量していたが，入院時には 45 mg/日まで増量している．ステロイドの増減が腫瘤の形成に寄与したとも考えられる．
孤立性結節影を認めた場合に PCPを考えなければならない所見としては，まずは β-D-グルカンの上昇が参考になる．本症例でも β-D-グルカンが高値であることから真菌感染症が疑われた．
次に，結節影の急速な増大が挙げられる．Kim らの報
告では 2 週間で 1.3 cm 大の結節影が出現し，その 10 日後に 2.5 cmまで増大している8）．本症例では，入院前の最終

pneumonia in patientswith HIV infection: clinical manifestations, laboratory
ﬁndings, and radiological features. J Infect Chemother2007; 13: 1‒7.
4）Vogel MN, et al. Diﬀerences and similarities of cytomegalovirus andpneumonia in HIV-negative immunocompromised patients thin section
CT morphology in the early phase of the disease.
Br J Radiol 2007; 80: 516‒23.
5）Kuhlman JE. Imaging pulmonary disease in AIDS:
state of the art. Eur Radiol 1999; 9: 395‒408.
6）Kanne JP, et al.

pneumonia:の画像検査は 2 ヶ月前の胸部 X 線撮影であり，この時点high-resolution CT ﬁndings in patients with and with-

では肺野に異常陰影は認めていなかった．そのため腫瘤

out HIV infection. AJR Am J Roentgenol 2012; 198:
W555‒61.

状陰影をきたした詳細な経過はわからないが，2 ヶ月の間に陰影が出現し，腫瘤大まで増大したことを考えると，一般的な非小細胞肺癌のようなゆっくりとした増大速度ではなく比較的急速な増大と考えられた．
また，結節影周囲のすりガラス状陰影も PCPの可能性を示唆する．Kim らの症例では，経過で結節周囲に halosignを示すすりガラス状陰影の出現を認めている8）．またPatelらの症例でも結節影の近くにすりガラス状陰影を認めている9）．本症例は明らかなすりガラス状陰影は伴っていないが，腫瘤の境界が一部不明瞭であった（図 1b矢頭）．
PCPの診断のためには菌体を検出する必要があるが，肉芽腫性の PCPの場合肺胞腔内に菌体は少な
く気管支肺胞洗浄では菌体の検出感度が低いと考えられ

7）Chang H, et al. Granulomatous
pneumonia in a patient with diffuse large B-cell
lymphoma: case report and review of the literature.
Acta Haematol 2010; 123: 30‒3.
8）Kim HS, et al. Single nodular opacity of granulomatous

pneumonia in an asymp-tomatic lymphoma patient. Korean J Radiol 2015; 16:
440‒3.
9）Patel KB, et al.

pneumonia present-ing as an enlarging solitary pulmonary nodule. CaseRep Infect Dis 2016; 2016: 1873237.
10）Travis WD, et al. Atypical pathologic manifestations ofpneumonia in the ac-12）

quired immune deﬁciency syndrome. Review of 123

今回，非 HIV感染症患者で腫瘤状陰影を呈するという，

lung biopsies from 76 patients with emphasis onる ．可能ならば肺生検を試みるべきである．
きわめて稀な PCP の 1 例を経験した．本症例では長期のステロイド投与にもかかわらず，ST合剤の予防内服がされていなかったことが PCP発症の要因となったとも考え

cysts, vascular invasion, vasculitis, and granulomas.

Am J Surg Pathol 1990; 14: 615‒25.

11）Hartel PH, et al. Granulomatous reaction to腫瘤状陰影を呈したニューモシスチス肺炎の 1 例

177

diagnosed in a bronchoalveolar la-: clinicopathologic review of 20

vage: a case report. Acta Cytol 2015; 59: 284‒8.

cases. Am J Surg Pathol 2010; 34: 730‒4.

12）Nobile A, et al. Granulomatous reaction toAbstract

A case of Pneumocystis pneumonia presenting as a mass lesion on imaging

aKenichiro Sakai a, Yutaka Ueda b, Hiroshi Miyawaki b and Yasunori Tojo a

Department of Respiratory Medicine, National Hospital Organization Takamatsu Medical Centerb
Department of Respiratory Medicine, Kagawa Prefectural Central Hospital

A 44-year-old woman with nephrotic syndrome and 8 months of steroid therapy presented for evaluation of
exacerbated edema that occurred when the dose was decreased. The dose had been increased 1 month before
presentation. Imaging revealed tumor shading across the left lower lobe of the lung. Serum β-D-glucan levels
were high.
pneumonia (PCP) was diagnosed by biopsy and bronchial washings. On imaging, PCP
generally appears as ground glass opaciﬁcation, and not as a tumor shadow. PCP presenting as a mass is extremely rare in someone not infected with HIV.