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日呼吸誌●症

12（3），2023

例

巨大肺嚢胞と気管支粘膜の毛細血管拡張を伴った肺過誤腫の 1 例
尾下池上豪人ａ
靖彦ａ

熊田
宮原高志ｂ栄治ｂ吉岡山岡宏治ａ直樹ａ

要旨：症例は 68 歳の女性．胸部画像検査にて偶然に左肺上葉の腫瘍を発見された．胸部 CT 所見からは肺過誤腫が疑われたが，腫瘍の末梢側に巨大肺嚢胞を伴い，気管支鏡検査では腫瘍近傍の気管支粘膜に著明な毛細血管拡張を認めた．腫瘍径が大きく，気胸や感染，喀血などの危険性があると考え，胸腔鏡下左肺上葉切除術を施行した．良性腫瘍が疑われる症例であっても腫瘍径が大きい場合には周囲組織の圧排によってさまざまな合併病変をきたすことがあるため，外科的切除を検討すべきである．
キーワード：肺過誤腫，毛細血管拡張，肺嚢胞，エアートラッピング
Pulmonary hamartoma, Telangiectasia, Pulmonary cyst, Air trapping

緒言生活歴：喫煙なし．飲酒なし．職業は自営業．
入院時身体所見：身長 162 cm，体重 44 kg，体温 36.1℃，肺過誤腫は肺良性腫瘍のなかで最も高頻度にみられ，血圧 138/78 mmHg，脈拍 78 回/分・整，呼吸数 16 回/分，無症状のことがほとんどのため，偶発的発見が多い．画．胸部聴診では心雑音なく，呼吸音
SpO2 98％（室内気）像所見では内部の脂肪濃度やポップコーン状の石灰化がも清．腹部，四肢に異常所見なし．

典型的である ．

入院時検査所見：白血球数，CRP は基準値内であり，

1）

我々は画像検査で偶然に発見され，外科的切除によっ炎症所見を認めなかった． 肝腎機能に異常を認めず，て確定診断を得た肺過誤腫の 1 例を経験した．近傍の巨CEA，CYFRA，ProGRPは基準値内だった．呼吸機能検

大肺嚢胞，気管支粘膜の毛細血管拡張（telangiectasia）

査では，VC 2.97 L，％VC 107.6％，FEV1 2.56 L，％FEV1という比較的稀な所見を伴っていたため報告する．

111.7％と拘束性換気障害，閉塞性換気障害ともに認め症

例ず，％DLCO 120.5％と拡散能も正常であった．
入院時画像所見：胸部単純 X 線写真では，左中肺野に患者：68 歳，女性．

約 4 cm の腫瘤影を認めた（Fig. 1）．胸部単純 CT の軸位主訴：なし．

断では左肺上葉に最大径 4 cmの腫瘤影を認め，内部には現病歴：健診を受けておらず，40 年間以上胸部画像検石灰化や脂肪濃度を示す部分を伴っていた（Fig. 2A）．

査を受けたことがなかった．5 日前に右季肋部痛があり，矢状断では腫瘍辺縁部に気管支の巻き込みを認めた．腫

前医を受診し，腹部 CT で胆石症と診断された．同時に

瘤影の近傍には複数の嚢胞性病変がみられ，縦隔側には施行された胸部単純 X 線写真にて左肺腫瘤影を指摘され

約 7 cm の巨大嚢胞を認めた（Fig. 2B）．肺門・縦隔に有た．肺腫瘤影の精査目的に当院を紹介され，受診した．

意なリンパ節腫大は認めなかった．

既往歴：なし．

臨床経過：CT 所見からは過誤腫が疑われたが，腫瘍家族歴：特記事項なし．

径が大きいことに加え，嚢胞性病変の存在，辺縁が不整

アレルギー歴：なし．

なことからは悪性腫瘍の鑑別も必要と考えられた．気管支鏡検査を施行したところ，左舌区支と上区支の分岐角

連絡先：尾下 豪人〒 730‒0822 広島県広島市中区吉島東 3‒2‒33

は開大し，B3 入口部の粘膜に著明な毛細血管拡張を認め，一部は瘤状に隆起しており，拡張・蛇行した血管とａ考えられた（Fig. 3）．可視範囲外の末梢にも同様の血管ｂ拡張病変が存在する可能性が否定できず，出血の危険性

国家公務員共済組合連合会吉島病院呼吸器内科

同 呼吸器外科（E-mail: oshita1978@gmail.com）（Received 22 Nov 2022/Accepted 27 Jan 2023）があると判断し，生検や擦過などの侵襲的処置は行わずに終了した．造影 CT を施行したところ，腫瘍には造影

巨大肺嚢胞と毛細血管拡張を伴った肺過誤腫

Fig. 1 Chest radiograph revealed a nodular shadow(yellow arrowheads) in the left middle lung ﬁeld.

171

Fig. 3 Bronchoscopic ﬁndings of the left upper lobe
bronchus. Marked telangiectasia and aneurysmal
blood vessels (yellow arrowheads) were observed in
the oriﬁce of the left B3.

AB

Fig. 4 Histopathological ﬁndings of the resected tumor.
The tumor consisted of adipose, cartilage, and smoothmuscle tissues. Involvement of bronchioles was also
detected inside the tumor (yellow circle).
Fig. 2 Unenhanced chest computed tomography (CT).
(A) The transversal section of the chest CT revealed
a tumor shadow and giant pulmonary cyst in the upper lobe of the left lung. Moreover, CT using the mediastinal window setting suggested that the tumor
contained fatty and calciﬁed components. (B) Sagittal
section chest CT showed bronchial involvement (redarrowheads) at the margin of the tumor and a giant
cyst in front of the tumor.

る危険性があると考え，患者の同意を得て手術療法を選択した．初診から約 1 ヶ月後に胸腔鏡下左肺上葉切除術を施行した．上葉縦隔側に径約 5 cmの肺嚢胞を認め，縦隔との癒着を認めた．腫瘍は舌区支と上区支に挟まれるように存在し，嚢胞と腫瘍を含めて上葉を切除した．術後経過は良好であり，術後 7 日目に退院した．摘出組織の病理組織学的検査で，径 4 cmの腫瘍内には軟骨，脂肪，平滑筋組織が増生しており，細気管支上皮の巻き込みも効果がみられたが，肺動脈瘤や蔓状血管腫などの血管性認めた（Fig. 4）．異型細胞は認めず，肺過誤腫と確定診病変は否定的だった．FDG-PET では腫瘍に集積亢進は断した．過誤腫末梢側には巨大な気腫性嚢胞を認め，嚢認めなかった．以上の精査の結果，やはり肺過誤腫が疑胞壁に異型細胞や間葉系細胞を認めなかった．また，過われたものの，将来的に気胸，感染，喀血などを合併す

誤腫近傍に集簇する小嚢胞には気管支壁を認め，嚢状に172

日呼吸誌拡張した気管支であることが示唆された．

考12（3），2023

以上，巨大肺嚢胞と気管支粘膜の毛細血管拡張を伴った肺過誤腫の 1 例を報告した．画像所見から過誤腫が疑察われる症例でも，腫瘍径が大きい場合には悪性腫瘍の疑

肺過誤腫は緩徐に発育する良性腫瘍である ．末梢発いが否定できず，また，周囲組織の圧排によってさまざ生例では中枢気管支との交通がみられないため，気管支まな合併病変をきたすことがあるため，外科的手術を検鏡による病理診断は困難 3）だが，画像的に診断可能であ討すべきである．

2）

るため，切除されずに CT で経過観察されることも多い．
しかし，肺癌との合併例も報告 4）5）されていることから，増大の早い症例や腫瘍径が大きい症例では外科的手術に著者の COI（conﬂicts of interest）開示：本論文発表内容に関して申告なし．

よる確定診断が検討される．

引用文献

本症例の特筆すべき点は 2 点あり，1 点目は気管支鏡内腔観察において腫瘍近傍の気管支粘膜に著明な毛細血管拡張があり，一部で瘤状の隆起を認めたことである．気管支粘膜の血管拡張病変としては，サルコイドーシスにおいて観察される網目状毛細血管怒張がよく知られている6）．他に多発血管炎性肉芽腫症 7），CREST症候群 8），気管支動脈瘤 ，僧帽弁狭窄症
9）でも血管拡張病変の報告

10）があるが，検索しえた範囲で肺過誤腫における報告はなかった．
荒井らは気管支粘膜下の血管が拡張・蛇行して瘤状の隆起を呈した 3 症例を報告し，炎症による二次的変化と推測している11）．また，同病変に対する生検の結果，大量出血を起こしたとも報告している．本症例の毛細血管拡張は過誤腫からの圧排によって炎症や血行障害をきたして形成されたと推測される．肺過誤腫においても血管拡張病変を合併することがあり，気管支鏡検査を行う際には注意深い内腔観察が必要である．
特筆すべき点の 2 点目は近傍に巨大肺嚢胞を伴ったことであり，同様の症例報告が過去に散見される12）13）．石倉らは腫瘍の増大により細気管支の不全閉塞が生じ，check valve 機構による air trapping となるために腫瘍末梢側に肺嚢胞が形成されると推測している12）．過誤腫近傍のみに嚢胞性病変を認め，他の肺野には認めないこと，病理で腫瘍内に細気管支の巻き込みがみられたことから，本症例においても過誤腫の増大による細気管支の不全閉塞から air trapping が起こり，嚢胞が二次的に生じた可能性が高いと考えている．巨大肺嚢胞は正常肺を圧排することにより換気障害をきたしうる14）ほか，気胸，感染，発癌のリスクにもなるため，手術を選択する根拠の一つとなった．

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巨大肺嚢胞と毛細血管拡張を伴った肺過誤腫

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Abstract

A case of pulmonary hamartoma with a giant pulmonary cyst
and telangiectasia in the bronchial mucosaaHideto Oshita a, Takashi Kumada b, Koji Yoshioka a,
Yasuhiko Ikegami a, Eiji Miyahara b and Naoki Yamaoka a

Department of Respiratory Medicine, Federation of National Public Serviceand Aﬃliated Personnel Mutual Aid Associations, Yoshijima Hospitalb
Department of Respiratory Surgery, Federation of National Public Serviceand Aﬃliated Personnel Mutual Aid Associations, Yoshijima HospitalA 68-year-old woman was accidentally found to have a tumor in the upper lobe of the left lung on chest imaging. Chest computed tomography ﬁndings suggested a pulmonary hamartoma; however, a giant pulmonary
cyst was detected on the peripheral side of the tumor. Bronchoscopy revealed marked telangiectasia in the bronchial mucosa near the tumor. Because of the large size of the tumor and the risk of developing pneumothorax, infection, or hemoptysis, a thoracoscopic left upper lobectomy was performed. Even when a benign tumor is suspected, if the tumor is large, it may cause various complications due to compression of the surrounding tissue.
Hence, surgical resection should be considered.