NEXESIS

Negative Effects in Medical Sciences Oral and Maxillofacial Surgery

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UCL PRESSES

UNIVERSITAIRES

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DE LOUVAIN

# Le syndrome de Langenbeck: quelles répercussions sur la cinétique mandibulaire ?

Authors:

Thonnart François DDS, MD¹,*,

Systermans Simon DDS, MD¹

Lejuste Patrice DDS, MD²

Gilon Yves DDS, MD, PhD, Prof¹

## Affiliations:

¹ Service de chirurgie maxillo-faciale, Centre Hospitalier Universitaire de Liège, Liège, Belgique

² Service de chirurgie maxillo-facial, Grand Hopital de Charleroi site Notre-Dame, Charleroi, Belgique

Auteur correspondant: Dr F. Thonnart, Department of Maxillofacial Surgery, Centre Hospitalier Universitaire de Liège, Liège, Belgium;

email: drthonnart@gmail.com; ORCID id: 0000-0001-9382-8699

Avis de non-responsabilité: les opinions exprimées dans l'article soumis sont les nôtres et ne constituent pas une position officielle de l'institution ou du bailleur de fonds

Disclaimer: the views expressed in the submitted article are our own and not an official position of the institution or funder.
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Résumé

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Le syndrome de Langenbeck ou hyperplasie des processus coronoïdes mandibulaires est une maladie rare caractérisée par une augmentation de volume des processus coronoïdes. Cette hyperplasie entraîne un conflit osseux limitant l'ouverture buccale. Ce syndrome doit être connu des cliniciens car il entre dans le diagnostic différentiel des limitations d'ouverture buccale. Nous présentons un cas traité avec succès dans notre service. Une prise en charge efficace comporte un versant chirurgical et kinésithérapeutique, qui sont discutés dans notre publication.

**Mots-clés:** mandibule, processus coronoïde, trismus, hyperplasie, syndrome de Langenbeck
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Abstract

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Langenbeck syndrome or mandibular coronoid process hyperplasia is a rare disease characterized by an increase in the volume of the coronoid processes. This hyperplasia causes bone conflict with limitation of mouth opening. Surgeons must be aware of this rare disease, included in differential diagnosis of mouth opening limitation. We present a case successfully treated in our department. Successful management includes both bilateral intra-oral coronoïdectomies and supportive post-operative follow-up with maxillofacial physiotherapy.

**Keywords:** mandible, coronoid process, trismus, hyperplasia, Langenbeck's syndrome
105

## Introduction

106 Le syndrome de Langenbeck, également connu sous le nom d'hyperplasie

107 bilatérale des processus coronoïdes, a été initialement décrit en 1853 par le

108 chirurgien allemand Von Langenbeck [1]. Cette pathologie se manifeste

109 généralement à l'adolescence, les hommes étant plus affectés que les femmes avec

110 un ratio reporté de 5:1 [2, 3].

111

112 Pour rappel, le processus coronoïde est une structure anatomique de la mandibule

113 qui sert de point d'attache principalement pour le muscle temporal et qui joue un

114 rôle essentiel dans la cinétique mandibulaire. D'après Tavassol et al., une mesure

115 normale sur la tomographie computerisée d'un processus coronoïde est d'environ

116 13,02 mm chez l'adulte contre 12,43 mm chez un adolescent [4].

117

118 Le syndrome de Langenbeck est caractérisé par une hyperplasie osseuse anormale,

119 bilatérale, au niveau des apophyses coronoïdes, sans modification histologique, ni

120 composante cartilagineuse. Il occasionne une limitation indolore et progressive de

121 l'ouverture buccale. Cette limitation est expliquée par l'affront des apophyses

122 hyperplasiques sur la partie postérieure du corps de l'os zygomatique et sur la partie

123 antéro-médiane de l'arcade zygomatique, dans l'espace infra-temporal réduit. Cet

124 espace est nécessaire pour la rotation et la translation des condyles.

125

126 La limitation d'ouverture buccale entraîne des répercussions fonctionnelles sur la

127 mastication, sur la phonation et sur le maintien d'une hygiène bucco-dentaire

128 optimale [5].

129

130 Le syndrome de Langenbeck doit être distingué de la maladie de Jacobs, qui se

131 caractérise par une hypertrophie unilatérale ou bilatérale des processus coronoïdes,

132 accompagnée d'une pseudo-arthrose avec la présence de néo-cartilage entre les

133 surfaces osseuses en conflit [6].

134

135 L'étiologie du syndrome de Langenbeck demeure inconnue, mais plusieurs

136 hypothèses ont été proposées. L'une d'elle suggère une base génétique, plusieurs cas

137 ayant été observés dans des familles, avec une transmission autosomique dominante.

138 Des facteurs hormonaux peuvent également jouer un rôle [3, 7], étant donné que

139 cette affection se manifeste souvent pendant la phase de croissance des patients. Des

140 troubles temporo-mandibulaires ont déjà été associés à l'hyperplasie coronoïde, tout

141 comme un traumatisme facial antérieur [6]. Le rôle du muscle temporal ne peut être

142 négligé dans la pathogénèse de l'hyperplasie coronoïde, car il s'agit de la principale

143 structure qui s'insère au processus coronoïde [8].

144

145 Après interrogatoire et analyse des antécédents du patient, le diagnostic du

146 syndrome repose sur un examen morphologique et fonctionnel approfondi, avec

147 évaluation détaillée de l'articulation temporo-mandibulaire. Une radiographie
148 panoramique permet de le suspecter, et une tomographie computérisée (CT scanner)
149 confirme le diagnostic [9].

150

151 Nous présentons un résumé actualisé des caractéristiques cliniques et des approches
152 chirurgicales du syndrome de Langenbeck, sur base des publications récentes des
dernières années. Un cas réalisé dans notre service de chirurgie maxillo-faciale
153
154 illustre notre propos.

155

## Matériel et méthodes

156 Les articles pertinents ont été identifiés par une recherche dans les bases de
157 données électroniques Pubmed, Scopus et Google Scholar, couvrant la période la
158 période de 2017 à 2022. Les mots clés recherchés sont : « syndrome de
159 Langenbeck », « hyperplasia », « coronoid process », « mandible », « cinematic »,
160 « surgery ». L'opérateur booléen « OR » a été appliqué entre les synonymes et
161 l'opérateur « AND » a été utilisé entre les différents termes de recherche.
162

163

164 Les critères d'inclusion des articles sélectionnés étaient une date de publication ré-
cente ainsi qu'un contenu qui comprenne les informations sur les caractéristiques
165 cliniques, l'étiologie, le diagnostic et la gestion de la pathologie. Les critères
d'exclusion concernaient des articles non liés spécifiquement au syndrome de
166 Langenbeck et les articles non disponibles en texte intégral.
167

168

169 La recherche initiale a donné lieu à 60 articles. Après exclusion des doublons et la
170 lecture des titres et des extraits, 12 articles répondaient aux critères d'inclusion [1-2-
171 3-5-7-9-14-16-21-22-24-26]. D'autres articles intéressants dont la date de parution
172 est antérieure à l'année 2017 ont été utilisés à des fins de précisions.
173

174

174 Cet article fournit un résumé actualisé des caractéristiques cliniques et des
175 approches chirurgicales du syndrome de Langenbeck, sur base des publications
176 récentes des dernières années.

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## Cas clinique

179 Un patient, âgé de 19 ans, se présente à notre consultation de chirurgie maxillo-
180 faciale pour avis concernant une correction chirurgicale orthognatique de
181 dysmorphose dento-maxillaire de classe II.2. Nous constatons que le patient présente
182 un trismus sévère avec une ouverture buccale limité à 4 mm (Figure 1). Le patient
183 signale avoir consulté de multiples médecins pour ce problème, mais aucun
diagnostic, ni prise en charge, n'ont été concluants, ni retenus. Le patient éprouve
184 des difficultés à s'alimenter. Le patient ne présente pas d'antécédents médico-
185 chirurgicaux particuliers, ni d'antécédents de traumatisme oro-facial.
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<figure><img src="image_3.png" /><figcaption>204
Fig. 1. Ouverture buccale observée à la consultation pré-opératoire (4mm).</figcaption></figure>

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Nous avons constaté sur la radiographie panoramique (Figure 2), réalisée lors de la consultation, une masse suspecte au niveau des processus coronoïdes. Dans ce contexte, une mise au point par tomographie computérisée (CT scanner) complète du massif facial a été demandée (Figure 3). Le CT scan confirme l'existence d'une hyperplasie coronoïdienne bilatérale (Figure 3).

<figure><img src="image_4.png" /><figcaption>Fig. 2. Radiographie panoramique préopératoire. Les flèches rouges montrent la présence de masses suspectes bilatérales dans la région d'os zygomatique droit et gauche.</figcaption></figure>

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<figure><img src="image_5.png" /><figcaption>**Fig. 3.** CT scanner pré-opératoire. Reconstruction tomographique tridimensionnelle (3D) montrant (flèches rouges) l'hyperplasie coronoïdienne droite (A) et gauche (B).</figcaption></figure>

On observe une réaction sur la partie postérieure des os zygomatiques liée aux chocs des processus coronoïdes lors de l'ouverture buccale (Figure 4).

<figure><img src="image_6.png" /><figcaption>**Fig. 4.** CT scanner pré-opératoire, vue axiale. Réactions osseuses au niveau de la partie postérieure des os zygomatiques, liées aux chocs répétés des processus coronoïdes.</figcaption></figure>

La solution thérapeutique proposée a consisté dans la résection des processus coronoïdes dite coronoïdectomie. Cette intervention est réalisée sous anesthésie générale, avec intubation naso-trachéale fibroscopique vigile.

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236 Par une voie d'abord endo-buccale sur la ligne oblique externe, et après décollement
237 muco-périosté, l'échancrure sigmoïde droite est identifiée. Des rugines de protection
238 sont placées, avant de réaliser l'ostéotomie d'avant en arrière et de médial vers
239 latéral, à l'aide d'un piézotome (Figure 5).

240

<figure><img src="image_7.png" /><figcaption>Fig. 5. Ostéotomie du processus coronoïde gauche à l'aide du piezotome (flèche rouge).</figcaption></figure>

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245 Le maintien du fragment coronoïdien par une pince de Kocher est nécessaire pour éviter la traction supérieure par le muscle temporal du fragment après ostéotomie.

246
247 Les attaches tendineuses du muscle temporal sur l'apophyse sont sectionnées au
248 bistouri électrique. La même intervention est réalisée du côté opposé. Les pièces
249 réséquées sont envoyées en analyse anatomopathologique (Figure 6).

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<figure><img src="image_8.png" /><figcaption>Fig. 6. Pièces d'exérèses droite (D) et gauche (G) en vue de face (A) et en vue latérale (B).</figcaption></figure>

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Les suites opératoires ont été très satisfaisantes avec l'obtention rapide, post-opératoire, d'une ouverture buccale à plus de 30mm (Figure 7). Des exercices passifs de kinésithérapie ont débuté dès le premier jour post-opératoire par une praticienne kinésithérapeute de notre service, spécialisée en kinésithérapie maxillo-faciale, à raison de 2 à 3 séances par semaine, pendant 3 mois minimum. Le suivi à 6 mois post-opératoire a démontré une ouverture buccale de 38mm.

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<figure><img src="image_9.png" /><figcaption>Fig. 7. Mesure d'ouverture buccale en post-opératoire (33mm).</figcaption></figure>

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Un CT scanner de contrôle, à un mois post-opératoire, a montré l'exérèse complète de deux processus coronoïdes (Figure 8). L'analyse anatomopathologique a démontré la présence de tissu osseux sain, sans composante ostéochondromateuse.

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<figure><img src="image_10.png" /><figcaption>Fig. 8. Coupes sagittales du CT scanner de contrôle montrant (flèches) l'exérèse des processus coronoïdes droit (A) et gauche (B).</figcaption></figure>

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Discussion

273 Une limitation progressive de l'ouverture buccale est un des signes majeurs de la maladie de Langenbeck. Des signes cliniques comme une limitation d'ouverture, un blocage net de l'ouverture buccale, une voussure dans la région zygomatique et l'absence d'amélioration avec des traitements conservateurs répétitifs sont tous des signes évocateurs de la pathologie [10].

278
279 Le syndrome de Langenbeck est une entité rare de limitation d'ouverture buccale, représentant 5% des causes d'hypomobilités mandibulaires [2]. Cette présentation clinique non spécifique explique de fréquents premiers diagnostics erronés, entraînant des répercussions sur la qualité de vie des patients, leur hygiène buccodentaire et un risque pour leur santé [10].

284
285 Dans l'étude de Parmentier et al., il existe un retard entre l'apparition des premiers symptômes et l'établissement du diagnostic de 7,92 années, confirmé dans la littérature par d'autres auteurs [3, 11].

288
289 Cette pathologie rentre dans le diagnostic différentiel initial de constriction permanente des mâchoires par perte complète ou incomplète du mouvement d'ouverture buccale (Tableau 1). La limitation chronique d'ouverture buccale diffère du trismus par notion temporelle. Le trismus est temporaire et se lève sous anesthésie générale. La constriction des mâchoires est définitive qu'elle soit complète ou limitée.

295
296 Cette ankylose ou constriction permanente des mâchoires peut avoir soit une origine articulaire, avec une destruction traumatique, infectieuse ou inflammatoire de l'articulation temporo-mandibulaire; soit une origine extra-articulaire, avec une atteinte des structures avoisinantes (osseuses, musculaires, cutanées); soit une origine mixte.

301
302 Le but du traitement est de restaurer l'ouverture buccale, et de maintenir un résultat stable à long terme.

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<table><caption>**Tableau 1. Diagnostic différentiel des limitations chroniques d'ouverture buccale avec leurs signes cliniques et anamnestiques pertinents.**</caption><tr><td>Luxation irréductible méniscale avec limitation d'ouverture [12]</td><td>Limitation d'ouverture buccale, antécédents de troubles d'articulation temporo-mandibulaire (ATM) avec bruits articulaires, déviation consacrée du côté atteint</td></tr><tr><td>Ankylose post-traumatique, post-infectieuse [13]</td><td>Limitation d'ouverture buccale avec antécédents de fractures/traumatismes sous condyliennes, articulaires ou antécédents infectieux d'otite, mastoïdite, d'abcès rétromandibulaire ou maxillaire) ou antécédents de ponction articulaire</td></tr><tr><td>Arthrose temporo-mandibulaire évoluée [14]</td><td>Douleurs (d'effort et de mise en charge), limitation des mouvements, raideur articulaire et bruits articulaires de type craquements</td></tr><tr><td>Pathologies rhumatismales avec atteinte ATM comme la polyarthrite rhumatoïde [15], la spondylarthrite ankylosante [16], l'arthrite chronique juvénile [17], ou l'ostéochondromatose synoviale [18]</td><td>Signes articulaires avec limitation d'ouverture, douleur, craquements avec d'autres manifestations articulaires hors ATM</td></tr><tr><td>Séquelles de radiothérapie [19]</td><td>Limitation d'ouverture buccale avec antécédents néoplasiques et irradiation</td></tr><tr><td>Maladie congénitale avec hypoplasie ou synostose maxillo-mandibulaire ou temporo-mandibulaire [20]</td><td>Troubles fonctionnels et esthétiques dès le plus jeune âge</td></tr><tr><td>Ostéochondrome [21]</td><td>Limitation d'ouverture buccale avec latéro-déviation à l'ouverture du côté atteint, tumeur parfois palpable, sensation de contact franc osseux lors de l'ouverture</td></tr><tr><td>Séquelles post-opératoires de chirurgie ATM de type arthrite septique [22] ou fibrose [23]</td><td>Antécédents de chirurgie articulaire avec complications; douleur, rougeur et chaleur locale</td></tr><tr><td>Hyperplasie bilatérale des processus coronoïdes = syndrome de Langenbeck</td><td>Limitation d'ouverture buccale partielle, progressive, apparue sur plusieurs mois ou années, sexe masculin à l'adolescence prédominant</td></tr><tr><td>Hypertrophie progressive du processus coronoïde = maladie de Jacobs [24]</td><td>Limitation d'ouverture avec parfois antécédents traumatiques, apparition progressive de la limitation</td></tr><tr><td>Hypertrophie aponévrotique des muscles masticateurs (notamment les muscles masséters ou le muscles temporaux) [25]</td><td>Limitation d'ouverture buccale avec palpation intra-orale d'un cordon fibreux sur le bord antérieur du muscle masséter ou du muscle temporal,</td></tr></table>
<table><tr><td>patients avec tendance squelettique hyp-divergente et mandibule d'aspect carrée</td></tr></table>

319

320 La résection des processus coronoïdes est le traitement de choix, le seul ayant dé-

321 montré des résultats réellement satisfaisants [10, 26]. Le traitement est généralement

322 réalisé en fin de croissance afin d'éviter les récidives, sauf quelques exceptions où la

323 limitation donne lieu à des complications invalidantes, telles qu'une impossibilité à

324 s'alimenter [1]. Un cas d'hypertrophie néonatale des processus coronoïdes a été

325 décrit par Wallender et al., [27], et a été traité par coronoïdectomie bilatérale assistée

326 par endoscopie à 90 jours après la naissance du patient.

327

328 Une alternative à la coronoïdectomie est la coronoïdotomie [3, 28]: une ostéotomie

329 simple du processus coronoïde est réalisée à partir de l'échancrure sigmoïdienne,

330 sans désinsertion du muscle temporal. Le fragment osseux est donc laissé *in situ*, et

331 la traction par le muscle temporal le remonte et supprime le conflit osseux. Bien que

332 cette dernière technique soit moins invasive, le risque de récidive est plus élevé que

333 la coronoïdectomie [29]. Il existe également la technique de « gap coronoïdotomy »

334 de Chen et al. [29], consistant dans la résection d'un bloc osseux intermédiaire,

335 immédiatement en inférieur du processus coronoïde, tout en laissant les insertions du

336 muscle temporal sur le processus coronoïde. Cette approche permettrait de diminuer

337 le risque de récidive. Cette technique montre de bons résultats mais le nombre de cas

338 rapportés est insuffisant pour la considérer comme technique de référence.

339

340 Les techniques chirurgicales ont évolué avec l'essor de la planification pré-

341 opératoire assistée par ordinateur. Celle-ci permet à l'heure actuelle la réalisation de

342 guides de coupes chirurgicaux intra-oraux. Ces guides permettent une ostéotomie

343 plus contrôlée, en garantissant u geste plus précis et la sécurité accrue pour les

344 structures anatomiques nobles avoisinantes [26, 30]. Ils peuvent ainsi simplifier

345 l'ostéotomie dans un zone où la visualisation n'est pas optimale. La chirurgie est

346 donc plus précise, plus sûre et plus rapide [26].

347

348 En parallèle, la chirurgie assistée par endoscope comme la décrit Robiony et al.,

349 [31], permet un abord mini-invasif en réduisant le besoin de décollement muco-

350 périosté et en augmentant le champ de l'opérateur. Cette assistance endoscopique

351 permet une meilleure visualisation de l'ostéotomie sur le versant postérieur. Cet

352 abord mini-invasif utilise des incisions plus petites, accélérant le processus de

353 cicatrisation et diminuant les risques de fibrose post-opératoire des tissus mous, et

354 en corollaire, de récidive [31].

355

356 Une approche intra-orale est proposée par la plupart des auteurs [2, 32]. Elle a

357 l'avantage de donner un accès suffisant dans la plupart des cas, sans cicatrice extra-

358 orale et sans risque de léser une branche du nerf facial. Par rapport à l'abord extra-

359 oral par voie bicoronale, elle est plus sujette aux hématomes post-opératoires et à la

360 fibrose post-opératoire [10, 33]. Meyer et al., [34] ont évalué les critères orientant
361 vers un abord extra-oral plutôt qu'intra-oral. Une position haute de l'échancrure
362 sigmoïdienne peut entraîner des difficultés pour localiser cette région anatomique et
363 des difficultés de positionner un crochet à cet endroit par un abord intra-oral [34].
364 Les deux autres critères en faveur d'un abord extra-oral sont d'une part une
365 apophyse coronoïdienne large à son extrémité et d'autre part un rapport entre la
366 largeur de l'apophyse et l'espace zygomatico-temporal élevé [34]. Cependant, dû à
367 un nombre insuffisant de patients, l'analyse de Meyer et al., [34] n'est pas
368 statistiquement significative.

369
370 Comme décrit dans la littérature [35], une kinésithérapie continue et active, qui doit
débuter aussi rapidement que possible, généralement 3 à 5 jours après l'intervention
371
372 est la clé pour obtenir des résultats satisfaisants à long terme. La kinésithérapie
373 doit être poursuivie jusqu'à 6 mois en post-opératoire. Des cas de trismus post-
374 chirurgicaux ont été décrits par manque de compliance [36, 37]. Ce manque de
375 compliance peut entraîner des résultats insatisfaisants voire augmenter le risque de
376 récidive par fibrose secondaire et/ou par calcification progressive de l'hématome
377 post-chirurgical. L'utilisation d'un mobilisateur maxillaire comme le TheraBite®
378 peut prévenir le trismus post-opératoire en étirant les tissus opérés et en diminuant le
379 risque de fibrose [37].

380
381 Plusieurs auteurs considèrent qu'une ouverture buccale post-opératoire entre 30 et
382 35mm est un résultat satisfaisant [10]. Le consortium international RDC/TMD [25]
383 suggère qu'une ouverture buccale maximale non assistée de 35mm ou/et de 40mm
384 assistée ou plus grande est considérée comme une distance inter-incisive normale.
385 L'essentiel reste le résultat clinique et la satisfaction du patient par rapport à sa
386 qualité de vie.

387
388 L'hypertrophie bilatérale des processus coronoïdes ou syndrome de Langenbeck est
389 une entité rare qui ne doit pas être négligée dans le diagnostic différentiel des limita-
tions d'ouverture buccale. Sa prise en charge chirurgicale comprend une
390 coronoïdectomie bilatérale et permet l'obtention rapide d'une nette amélioration de
391 la qualité de vie des patients. Si les conséquences fonctionnelles n'entraînent pas
392 d'handicap sévère, il est préférable d'attendre la fin de croissance avant d'opérer. La
393 kinésithérapie post-opératoire est essentielle pour le maintien du résultat à long
394 terme. L'essor de la planification pré-opératoire 3D par guides chirurgicaux et le dé-
395 veloppement de l'assistance endoscopique peuvent affiner et améliorer le geste
396 chirurgical et donc le résultat post-opératoire.
397
398

398
399

400

* **Remerciements** : ne concerne pas

401

* **Sources de financement** : cette étude n'a pas obtenu de financement externe

402

* **Conflits d'intérêt** : tous les auteurs déclarent de ne pas avoir de conflits d'intérêt

403

404

* **Approbation du comité d'éthique** : il n'y avait pas besoin de comité d'éthique pour ce rapport de cas

405

406

* **Consentement éclairé du patient** : il n'y avait pas besoin de consentement éclairé du patient pour ce rapport de cas, toutes les images ont été anonimisées et les données fournies ne permettent pas d'identifier le patient.

407

408

409

**Contribution des auteurs :**

<table><thead><tr><td>Auteur</td><td>Contribution</td></tr></thead><tbody><tr><td>Thonnart François</td><td>Conceptualisation, Méthodologie, Collecte de données, Enquête, Validation, Rédaction de la préparation du projet original, Révision et édition de la rédaction</td></tr><tr><td>Systermans Simon</td><td>Rédaction de la préparation du projet original, Révision et édition de la rédaction</td></tr><tr><td>Lejuste Patrice</td><td>Révision et édition de la rédaction</td></tr><tr><td>Gilon Yves</td><td>Supervision, Révision et édition de la rédaction</td></tr></tbody></table>

410

411

**References**

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