Décrire les points clefs de la résection de l’adénome pléomorphe parapharyngé préstyloïdien par voie cervicale et discuter l’apport de l’imagerie moderne.

Analyse rétrospective d’une série de dix patients (quatre femmes et six hommes âgés de 29 à 63 ans) avec un adénome pléomorphe parapharyngé préstylien de 2 à 8 centimètres de plus grand diamètre en imagerie par résonance magnétique nucléaire consécutivement opérés entre 2000 et 2020 dans un centre hospitalo-universitaire français. Sept patients étaient suivis au minimum pendant 10 ans et un était perdu de vue avant la cinquième année postopératoire. Les complications péri- et postopératoires étaient la section du tronc nerf grand auriculaire sans survenue secondaire d’un névrome symptomatique (2 patients), l’impossibilité de libérer le pôle supérieur nécessitant un abord transoral (2 patients), l’effraction capsulaire (3 patients) et l’hématome (1 patient). Parésie et paralysie faciale, déficit des autres paires crâniennes, trismus, syndrome de Frey et syndrome de la première bouchée n’étaient pas notés en postopératoire. Une reprise évolutive tumorale survenait au 17e mois postopératoire chez un des trois patients ayant eu une effraction capsulaire en peropératoire.

En accord avec les résultats publiés dans la litérature médicale scientifique ce travail confirme la place de la voie cervicale pour réséquer l’adénome para pharyngé préstyloïdien et la nécessité de la poursuite de son enseignement.

# Introduction

En 2014, dans leur revue de la littérature médicale scientifique intégrée dans la base de données de la National Library of Medicine nord-américaine (PubMed®) incluant 1143 cas de tumeurs parapharyngées dont 97 % étaient opérées, Riffat et al. [1] notaient que la voie cervicale, réalisée dans 48 % des cas, était la plus utilisée pour réséquer ces tumeurs. Une notion récemment confirmée par deux études observationnelles monocentriques de cohortes de plus de 100 patients consécutivement opérés d’une tumeur parapharyngée en Chine précisant que la voie d’abord cervicale était utilisée dans 74 à 84 % de cas [2,3]. Aussi, à partir d’une cohorte de dix adénomes pléomorphes parapharyngés préstyliens consécutivement opérés entre 2000 et 2020 dans un service d’otorhinolaryngologie et de chirurgie cervico-faciale hospitalo-universitaire français, les auteurs détaillent les points clefs de la voie cervicale ainsi que l’importance du bilan d’imagerie pré opératoire et analysent leurs résultats au vu de la littérature médicale scientifique.

# Série clinique

Vingt-huit tumeurs parapharyngées étaient consécutivement diagnostiquées au sein de notre service entre le 01/01/2000 et le 31/12/2020. Le diagnostic évoqué en imagerie par résonance magnétique nucléaire (IRM) était celui d’adénome pléomorphe préstylien de 2 à 8 centimètres de plus grand diamètre (Fig. 1
                     ) dans 53,6 % (15/28) des cas. Dix de ces quinze patients (4 femmes et 6 hommes âgés de 29 à 63 ans) étaient consécutivement opérés par voie cervicale (un patient avec une hyperflexion cervicale majeure par cervicarthrose était opéré avec mandibulotomie médiane d’emblée et 4 déclinaient l’intervention, optant pour une surveillance par imagerie).

Installé en décubitus dorsal, les patients étaient intubés avec une sonde orotrachéale. La tête était tournée du côté opposé à la tumeur, la désinfection cutanée réalisée et les champs stériles installés. La région parotidienne ipsilatérale et la bouche étaient englobées dans les champs opératoires afin de se ménager la possibilité d’associer à la voie cervicale un abord trans parotidien, un abord transoral et/ou une mandibulotomie, si les données peropératoires le nécessitaient. L’incision cutanée était effectuée dans le pli cervical supérieur (Fig. 2
                     ). Le muscle platysma était incisé. Le tronc du nerf grand auriculaire était repéré et préservé [4] si sa position ne gênait pas l’abord de la tumeur. La veine jugulaire externe était liée (Vicryl 3/0) et sectionnée (Fig. 3
                     ). La face externe du ventre postérieur du muscle digastrique était dégagée depuis l’insertion de ses fibres tendineuses à hauteur de la petite corne de l’os hyoïde jusqu’à l’apophyse mastoïde en prenant soin de ne pas léser le prolongement de la glande parotide qui s’insinue entre lui et le muscle sterno-cléido-mastoïdien ipsilatéral (Fig. 2). L’intervention se poursuivait à hauteur et au-dessus du bord supérieur du ventre postérieur du muscle digastrique. L’artère faciale était isolée, sectionnée et liée à son entrée dans la loge sous-mandibulaire à hauteur du bord supérieur du muscle digastrique (Fig. 3). Le ventre postérieur du muscle digastrique, le muscle et le ligament stylo-hyoïdien, sectionnés au niveau de leur insertion au niveau de la petite corne de l’os hyoïde, se rétractaient en arrière (Fig. 3). À ce stade, l’angle mandibulaire, était délicatement soulevé avec un écarteur de Farabeuf, en prenant soin de ne pas comprimer le rameau mentonnier du nerf facial à hauteur de l’encoche mandibulaire (Fig. 3). L’insertion du ligament stylo-mandibulaire, palpée au doigt, était désinsérée (Fig. 4
                     ) du bord postérieur de la branche montante de la mandibule [5]. Le chirurgien cervico-facial réalisait alors une énucléation au doigt (Fig. 5
                     A et B) libérant la tumeur des muscles vélaires, de la paroi pharyngée latérale, des muscles ptérygoïdien médial et latéral, du plan pré vertébral et de l’axe carotidien externe récliné en arrière par la traction exercée sur le ventre postérieur du muscle digastrique, le muscle et le ligament stylo-hyoïdien sectionné. Lors de ce temps, une lumière frontale était utilisée pour faciliter la recherche du plan de dissection entre la tumeur et la portion endofaciale de la glande parotide immédiatement à son contact (Fig. 1), faciliter la section des adhérences entre la capsule tumorale, les muscles sus-cités et l’apophyse styloïde (Fig. 1) et permettre la mise en place de micro-clips métalliques au niveau des éléments vasculaires (en particulier veineux) au contact de la capsule tumorale. L’énucléation tumorale se terminait par la libération au doigt du pôle supérieur de la tumeur. Libérée de ses adhérences, la tumeur était extraite par la voie cervicale et, si nécessaire, des micro-clips métalliques étaient mis en place pour assurer l’hémostase au contact du muscle ptérygoïdien médial et au niveau de la base du crâne. Un drain était inséré dans l’espace préstyloïdien pour une durée de 24heures. Le tendon du muscle digastrique était réinséré au niveau de la petite corne de l’os hyoïde par un point en U de Vicryl 2/0. Le muscle platysma était reconstitué par points séparés de Vicryl 3/0. L’incision cutanée était fermée. Les patients étaient extubés sans trachéotomie ni insertion de sonde nasogastrique.

Sept patients étaient suivis au minimum pendant 10 ans et un était perdu de vue avant la cinquième année postopératoire. Les complications péri- et postopératoires notées étaient la section du tronc nerf grand auriculaire limitant l’exposition sans survenue secondaire d’un névrome symptomatique (2 patients), l’impossibilité de libérer le pôle supérieur nécessitant de réaliser un abord transoral en sectionnant la muqueuse pharyngée et la partie haute du voile mou du palais à hauteur de l’extrémité supérieure visible et palpable de la tumeur (Fig. 5C) permettant de visualiser la capsule tumorale et de compléter l’énucléation tumorale de haut en bas rejoignant, sous contrôle de la vue, les décollements préalablement réalisés par voie cervicale (2 patients), l’effraction capsulaire (3 patients) et l’hématome (1 patient). Parésie et paralysie faciale, déficit des autres paires crâniennes, trismus, syndrome de Frey et syndrome de la première bouchée n’étaient pas notés en postopératoire. La durée d’hospitalisation variait de 1 à 5jours pour une médiane de 48heures. Une reprise évolutive tumorale, survenait au 17e mois postopératoire chez un des trois patients ayant eu une effraction capsulaire en peropératoire. Ce patient, surveillé par imagerie dans un premier temps, était perdu de vue au 60e mois postopératoire.

# Discussion

Avec la nécessité de réaliser un abord transoral à deux reprises, la survenue de trois effractions capsulaires et d’un hématome sans dysfonctionnement facial, déficit des autres paires crâniennes, trismus, syndrome de Frey et/ou syndrome de la première bouchée, notre série est en accord avec les travaux publiés au début du XXIe siècle [3,5–20] soulignant l’apport et le faible risque de complication propres à la voie cervicale pour tumeur parapharyngée qui comporte deux temps distincts : un temps d’exposition et un temps d’énucléation.

Le temps d’exposition regroupe trois gestes techniques spécifiques qui facilitent l’extraction de l’adénome pléomorphe préstylien lors du temps d’énucléation. Une fois l’incision cutanée réalisée (Fig. 2) et le ventre postérieur du muscle digastrique exposé (Fig. 3), la ligature section du tronc de l’artère faciale à son entrée dans la loge sous-mandibulaire au bord supérieur du ventre postérieur du muscle digastrique (Fig. 4) est le premier geste clef. Cette ligature-section permet de récliner la glande sous-mandibulaire, tout en facilitant la dissection ultérieure au doigt (Fig. 5B) de la face interne de la tumeur des muscles vélaires, de la pharyngée latérale et du plan prévertébral [9] sans avoir à réséquer la glande, un geste cependant préconisé par Malone et al. [11]. La section des insertions du muscle digastrique, du muscle et du ligament stylo-hyoïdien sur la petite corne de l’os hyoïde (Fig. 4), non systématique pour Horowitz et al. [10], est, pour nous, le second geste technique clef car il facilite l’exposition du pôle inférieur de l’adénome pléomorphe et son extraction. Le troisième geste technique est la désinsertion du ligament stylo-mandibulaire (Figure 4) qui appartient au bouquet de Riolan. La section de cette structure ligamentaire, étendue de l’apophyse styloïde au bord postérieur de l’angle de la mandibule entre les insertions du muscle masséter et du muscle ptérygoïdien médial et classée en trois morphotypes par Shimada et Gasser [21], permet d’exposer la face interne de l’adénome pléomorphe lors du temps ultérieur d’énucléation (Fig. 5A). Un temps qui nous semble, tout comme pour Orabi et al. [5], le temps le plus important pour exposer au mieux la tumeur localisée dans le compartiment préstylien de l’espace parapharyngé. À l’opposé, contrairement à Cassonni et al. [9], nous conseillons de ne pas « repérer et isoler » le nerf mentonnier car la dissection tumorale réalisée est très à distance de cette structure nerveuse et nous craignons que ces gestes augmentent le risque de parésie temporaire du mentonnier induite par un positionnement incorrect de l’écarteur de Farabeuf tractant la mandibule lors du temps d’énucléation (Fig. 4).

Une fois réalisés les gestes techniques facilitant l’exposition tumorale, l’énucléation de l’adénome pléomorphe débute. La réalisation de ce second temps opératoire est favorisée par les renseignements fournis par l’analyse de l’imagerie préopératoire, sachant que depuis le début du XXIe siècle IRM et angio-IRM cervicale ont supplanté l’examen tomodensitométrique cervical [5,6,22,23]. Ainsi, Leverstein et al. [22] soulignent que les tumeurs salivaires localisées dans le compartiment préstylien déplacent vers l’arrière la carotide interne sans vide de signal en séquence T1 alors que les tumeurs rétrostyliennes génèrent un déplacement antéro-interne de l’artère carotide interne avec des plages de vide de signal lié au flux vasculaire en cas de paragangliome et de lésion de nature vasculaire. Shirakura et al. [23] notent cependant que les tumeurs rétrostyliennes issues de la carotide interne et des structures nerveuses présentes dans le fascia qui l’englobe ne déplacent pas toujours la carotide interne vers l’avant. Parallèlement, si l’analyse rétrospective d’une cohorte de 212 patients âgés de 18 à 93 ans avec tuméfaction isolée de la glande parotide consécutivement opérés entre 2015 et 2020 dans notre service souligne que la valeur prédictive positive de l’IRM pour le diagnostic d’adénome pléomorphe est de 88,1 % [24], Tomblison et al. [25] attirent l’attention sur le piège diagnostique en IRM que peut être la malformation veineuse hypo-intense en séquence T1 et hyperintense en séance T2 simulant l’adénome pléomorphe. Enfin, alors qu’Orabi et al. [5] considèrent que l’IRM permet de s’assurer que la tumeur est encapsulée, bien limitée (Fig. 1), Mantsopoulos et al. [6] insistent sur la recherche des signes radiologiques qui doivent faire évoquer une tumeur maligne. En raison de l’absence de différence de structure histologique des adénomes pléomorphes parapharyngés et des adénomes pléomorphes parotidiens avec extension parapharyngée [26] et au vu de l’analyse menée dans notre service sur l’apport de l’IRM pour tumeur isolée la glande parotide [24], la ponction-cytologie ne nous semble pas indispensable quand l’IRM évoque une tumeur bénigne et surtout un adénome pléomorphe (Fig. 1). En revanche, à notre sens, ce geste a toute sa place si l’IRM « hésite » ou évoque une tumeur maligne [24], et ce d’autant que Matsuki et al. [7] estiment à 97,7 % sa précision pour différencier les tumeurs préstyliennes malignes des tumeurs préstyliennes bénignes.

L’analyse de l’IRM cervicale préopératoire ne libère pas le chirurgien de la réalisation d’une énucléation au doigt (Fig. 5A et B) la moins traumatique possible ; la seule récidive notée dans notre cohorte étant survenue au sein du groupe des trois patients avec une effraction capsulaire survenue lors du temps d’énucléation. Dans ce cadre, tout comme Jiang et al. [3], nous considérons que l’énucléation par voie cervicale est plutôt « facile » quand l’adénome pléomorphe est localisé dans la partie médiane et inférieure de l’espace parapharyngé mais plus « difficile » dès lors que la tumeur est haut située ou en contact avec la base du crâne (Fig. 1). Dans de tels cas, en particulier, quand le volume tumoral génère un contact intime avec le lobe profond de la glande parotide, voire avec le corps et la pointe de l’apophyse styloïde et l’axe carotidien externe (Fig. 1), la visualisation du plan de dissection à la face interne de l’adénome pléomorphe (Fig. 5A) et du trajet de l’artère carotide externe bénéficient de la traction vers le haut de l’angle mandibulaire et vers l’arrière du ventre postérieur du muscle et du ligament stylo-hyoïdien sectionné (Fig. 4). Même si l’utilisation d’une lumière frontale ou d’optiques vidéo-assistées et de décolleur aspirateur comme le suggèrent Pilolli et al. [12] facilite la visualisation de ce plan de dissection, le contrôle atraumatique du pole supérieur de l’adénome pléomorphe préstylien peut s’avérer impossible nécessitant alors la réalisation d’un abord transoral (Fig. 5C), un geste réalise à 2 reprises dans notre cohorte, voire d’un abord parotidien et/ou d’une mandibulotomie, comme le soulignent Wang et al. [8]. Soulignons enfin, depuis le début du XXIe siècle, avec le développement de la robotisation transorale, la réalisation première d’un abord transoral pour réséquer un adénome pléomorphe parapharyngé est maintenant d’autant plus discutée que celui-ci est haut situé dans cet espace. Cependant, en 2020, dans une revue de la littérature incluant 22 études soit 119 tumeurs réséquées par voie transorale robotisée dont 58,4 % étaient des adénomes pléomorphes DeVirgilio et al. [27] précisent aussi que la résection de ces tumeurs dont le plus grand diamètre variait de 3,8 à 5,4cm (médiane : 4,8cm) se complique d’effraction capsulaire et de fragmentation tumorale, respectivement, dans 14,5 et 10,3 % des cas et nécessite l’association à une voie cervicale et à un abord de la glande parotide, respectivement, dans 11,5 et 4,4 % des cas.

# Conclusion

Trois points nous semblent importants au terme de cette analyse de la voie cervicale pour réséquer l’adénome parapharyngé préstylien. Le premier est l’évaluation précise en réunion de concertation multidisciplinaire des extensions, des rapports vasculaires et des divers diagnostics à évoquer. Le second est la nécessité d’informer la personne malade des rares complications inhérentes à la réalisation de la voie d’abord cervicale et de la possibilité de devoir lui associer un abord transoral, un abord parotidien et/ou une mandibulotomie. Le dernier point est la poursuite de l’enseignement des gestes clefs de la voie cervicale, même si la stratégie chirurgicale qui apparaît dans les articles publiés en ce début de XXIe soutient la réalisation d’un abord transoral robotisé en première intention.

# Déclaration de liens d’intérêts

Les auteurs déclarent ne pas avoir de liens d’intérêts.

Les auteurs remercient Madame Sophie Guiquerro, bibliothécaire à l’université Paris Cité pour son aide dans la recherche bibliographique et l’association Progrès 2000 pour son soutien technique.