# Introduction

En 1803, an XI de la naissance de la République française, le médecin et chimiste Antoine-François de Fourcroy rédigeait la première des innombrables lois qui réorganiseront cycliquement les études et la profession médicale dans ce beau pays. Le 19 Messidor de cette même année, le Docteur P. Porcher de Bourges, ancien élève de l’Ecole de Santé de Paris, soutenait publiquement, dans le cadre de l’école de Médecine de Paris, un mémoire intitulé « Dissertation sur la Grenouillette » le dédiant (Fig. 1
                     ) au Chirurgien en Chef de l’Hospice de la Salpêtrière où il exerce son art [1].

Alors que plus de 700 articles apparaissaient dans la base de données de la National Library of Medicine Nord-américaine (PubMed®) lorsque celle-ci était interrogée le 19/02/2024 avec les termes « Grenouillette » et « Ranula » (avec une augmentation exponentielle de leur nombre depuis le début du xxi
                     e siècle — Fig. 2
                     ), l’opuscule de soixante pages rédigé par le docteur Porcher nous éclaire sur l’origine médicale du mot « Grenouillette » à l’aube de notre République. Cet ouvrage nous rappelle aussi combien nos anciens, sans aucun des moyens d’investigation moderne, avaient déjà beaucoup compris de l’étiologie, de la symptomatologie et du traitement de cette affection. Aussi, dans cette note historique, nous partageons avec les lecteurs des European Annals of Otorhinolaryngology Head & Neck Diseases, plusieurs parties originales du texte de ce médecin du début du xix
                     e siècle à la lumière des données « modernes » publiées sur la nature et le traitement des « Grenouillettes » en ce début du xxi
                     e siècle.

# De l’origine du mot « Grenouillette » et de la nature de cette affection

Le docteur Porcher précise que cette tumeur qui se forme sous la langue est dénommée « Batpaxos » par les Grecs, « Ranula » par les latins et « Grenouillette » par les Français « … soit à cause de sa ressemblance que quelques-uns, du nombre desquels Avicenne, ont cru lui trouver avec une petite grenouille. » (la ressemblance étant plus précisément faite avec la paroi de l’abdomen d’une petite grenouille) « soit, suivant quelques autres et c’est le plus grand nombre, parce que ceux qui en sont attaqués, surtout lorsqu’elle est un peu considérable, ne rendent plus que des sons rauques et mal articulés, qu’on a comparés assez mal à propos aux coassement des grenouilles. »[1]. Porcher précise aussi « Cette maladie est très anciennement connue. Hippocrate en fait mention, mais comme le remarque Louis, tous ceux qui en ont parlé avant la découverte des organes qui servent à la sécrétion de salive en ont méconnu la nature. Celse l’a pris pour un abcès. Ambroise Paré dit que la Grenouillette est formée d’une matière pituiteuse froide, humide, grosse et visqueuse tombant du cerveau sous la langue. Fabrice d’Aquapende a mis la Grenouillette parmi les tumeurs enkystées et l’a confondue avec le méliceris. Munichs, instruit par les connaissances de l’Anatomie moderne, ne s’est pas mépris sur la nature de cette espèce de tumeur. Il dit qu’elle vient d’une salive trop acre laquelle ne pouvant sortir par l’extrémité des canaux salivaires inférieurs s’arrête sous la langue près de son ligament, et y produit une tumeur … Cette obstruction est tantôt produite par un calcul ou pierre salivaire, tantôt par la matière blanchâtre d’un aphte situé sur cet orifice ; d’autre fois enfin, par un petit ulcère qui enflamme le canal et oblitère l’orifice… Le Professeur Fourcroy a soumis à l’analyse chimique un de ces calculs salivaires ; il l‘a trouvé composé de phosphate de chaux et d’une espèce de mucilage animal. » [1].

Au xxi
                     e siècle, les auteurs « modernes » font de la Grenouillette la conséquence de plusieurs éléments [2–7]. Le premier de ces éléments est la relation entre l’extravasation de salive et l’obstruction ou le traumatisme des canaux qui drainent la salive d’origine sublinguale et non, comme le pensaient les anciens, du canal de Wharton qui draine la salive d’origine sous-mandibulaire [1,2]. Ces canaux sont, pour le plus large dénommé en latin ductus sublingualis major, le canal de Bartholin (en honneur à l’anatomiste danois Caspar Bartolin ou à son père) et, pour les plus petits, les canaux de Rivinus (en honneur au botaniste et anatomiste allemand Augustus Quirinus Rivinus). La stase qui découle de l’obstruction canalaire traumatise les acini entraînant l’extravasation de mucus [2]. Cette extravasation induit en périphérie une réaction inflammatoire cellulaire avec un tissu de granulation réactif constitué de fibroblastes générant l’aspect pseudo kystique [7]. Le second élément est la découverte des déhiscences physiologiques au sein du muscle mylo-hyoïdien par lesquelles l’accumulation de salive peut diffuser en cervical expliquant les formes de Grenouillette dénommées « plongeantes » [3–5]. Une variation anatomique que Nathan et Luchanski [4] ont noté dans 42 % des cas lors de la dissection de 150 sujets. Le troisième élément est l’existence de glandes sublinguales en position ectopique sous le plan du muscle mylo-hyoïdien ipsilatéral expliquant les formes cliniques de Grenouillettes plongeantes sans atteinte intra orale [6]. Enfin, en raison de la prédominance, dans la littérature médicale scientifique, des très larges séries de patients d’origine polynésienne et chinoise atteints de Grenouillettes plongeantes, certains auteurs [6] évoquent aussi une origine génétique à cette forme clinique particulière.

# De la symptomatologie et du traitement de la « Grenouillette »

À la section diagnostic de son opuscule, le texte rédigé par Porcher illustre la stabilité des modes de présentation clinique de la Grenouillette au travers des siècles qui « … se présente d’abord sous la forme d’une tumeur molle, blanchâtre, un peu transparente, indolore, oblongue de derrière en devant, située sous la langue. Dans le principe elle est petite, peu incommode, le malade la sent à peine ; mais peu à peu, elle s’accroît et acquiert le volume d’une grosse noix ou d’un petit œuf. Quand on méconnaît la maladie, ou lorsqu’on néglige d’y apporter du remède, elle parvient à un tel degré d’accroissement qu’elle occupe la plus grande partie de la cavité de la bouche. Dans cet état, elle refoule la langue en arrière et gêne les mouvements de manière à empêcher la succion chez les enfants, la mastication et même la parole chez les adultes ; elle porte en dehors les dents incisives et canines, et pousse en en-bas les parties qui forment la parois inférieure de la bouche, telles le muscle mylo-hyoidien, le ventre antérieur du digastrique et les autres parties molles, et se montre sous le menton où elle forme une saillie plus ou moins considérable. Dans cet état on peut la prendre pour un abcès ou un engorgement lymphatique…Si en conséquence d’une semblable méprise, on ouvrit en dehors une pareille tumeur, ou qu’elle s’ouvrit d’elle-même, il en résulterait une fistule incurable… La Grenouillette, parvenue à ce dernier degré de développement, est très douloureuse, sur-tout lorsque le malade remue la langue, qu’il parle ou qu’il mange ; et la pression qu’elle exerce sur les parties voisines, peut y attirer des abcès : la tumeur elle-même s’enflamme dans une partie plus ou moins grande de son étendue, ses parois suppurent, et le pus qu’elles fournissent se mêle à l’humeur amassée. ». En 2004, à partir de l’analyse d’une cohorte de 580 patients chinois atteints de Grenouillette, Zhao et al. [8] notent une prévalence de cette maladie dans la seconde décade de la vie avec un sex-ratio de 1,2 en faveur des femmes (qui s’inverse en cas de Grenouillette plongeante), une atteinte plus fréquente du côté gauche en cas de forme orale et du côté droit en cas de forme plongeante avec un délai diagnostic de plus de six mois dans cette dernière forme.

Porcher [1] aborde le traitement de la Grenouillette affirmant « La Grenouillette ne peut être guérie que par une opération chirurgicale… », tout en illustrant son propos avec la présentation de trois cas cliniques publiés par ses confrères et le rappel des données de la littérature. Ce faisant, il s’oppose au docteur Soulier de la faculté de Montpellier qui « … ait voulu résoudre ces tumeurs par l’usage continue des purgatifs… Il ose assurer que sa méthode réussira toujours, si l’on a soin de faire précéder les préparations relatives aux complications de la Grenouillette. Ainsi quand cette tumeur sera accompagnée d’inflammation, on fera, dit-il, précéder lez saignées et le régime antiphlogistique ; après l’effet de ces remèdes, les purgatifs dissiperont l’engorgement salivaire. ». Le Docteur Porcher met aussi en lumière l’échec et l’apport de certains gestes thérapeutiques. Issue des œuvres posthumes du premier directeur de l’Académie Royale de Chirurgie créée en 1731, l’anatomiste et chirurgien Jean-Louis Petit, la première observation illustre l’inefficacité de la simple ponction drainage. La seconde observation met en lumière l’efficacité du drainage associé à la sclérose de la poche kystique. « La malade, qui pouvait à peine respirer, demandait du soulagement… consentit à se laisser donner un coup de trois-quart, moyen de soulagement proposé par M. Clerc, chirurgien major à l’hôpital… Il sortit par la canule une liqueur, jaunâtre, épaisse… On agrandit cette ouverture avec le bistouri, et l’on tira cette tumeur environ une livre de matière sablonneuse… M. Clerc cru que pour obtenir une guérison radicale, il fallait détruire une partie du kiste ; et, pour cet effet, il le toucha quelquefois, dans la suite des pansements, avec une fausse tente de linge trempé dans une solution de mercure. La guérison fut parfaite en un mois. ». Le dernier cas illustre l’inefficacité de la seule marsupialisation et l’utilité de l’extirpation de la Grenouillette réalisée chez « …une femme de 35 ans ayant une tumeur énorme remplissant non seulement la plus grande partie de la bouche, mais sortait à moitié au dehors… L’aspect de cette personne était effrayant… Un chirurgien fit une opération par laquelle il se contenta d’emporter le sommet de la tumeur. Malgré tous le moyens qu’on croit qu’il employa la repullulation, elle eut lieu… M. Boinet jugea qu’il n’avait d’autre moyen de prévenir une suffocation prochaine que l’extirpation. Il procéda à l’opération avec la circonspection qu’exigea le lieu qu’occupait la tumeur… Le doigt servait toujours de guide à l’instrument tranchant… L’extirpation de la tumeur lassa un grand vide, qui fut rempli de charpie sèche… Au bout de trois mois il y eut une cicatrice ferme st si régulière que la langue exécuta tous ses mouvements avec facilité. ». Porcher [1] précise aussi « L’excision d’une partie du kyste rend la guérison constante par l’ouverture fistuleuse qui en résulte offre toujours une libre issue à la salive mais elle n’est pas toujours sans inconvénient. Quand l’ouverture que l’on a pratiquée est trop grande, et sur-tout quand elle est placée trop près du devant de la bouche, derrière les dents incisives, le malade éjacule, pour ainsi dire, la salive au visage de ceux à qui il parle. ».

Au xxi
                     e siècle, bien que des approches mini-invasives (en particulier chez l’enfant) à base de sclérothérapie (injection intra kystique de bléomycine ou d’OK-432) [9], de mini-marsupialisation (avec méchage ou lasérisation de la cavité marsupialisée) [2] voire de micro marsupialisation (en plaçant une série de points de sutures en soie perpendiculairement au grand axe de la formation kystique endobuccale par lesquels la salive fuit permettant la fusion des murs internes et externes) [10] aient été proposées, le traitement le plus efficace de la Grenouillette, en accord avec les données physiopathologiques modernes, repose, pour la très grande majorité des auteurs, sur un geste thérapeutique non évoqué par le docteur Porcher dans son opuscule : la résection de la glande sublinguale ipsilatérale [5–9,11–14]. Ainsi, dans l’une des deux plus larges séries publiées depuis le début du xxi
                     e siècle, Zhao et al. [8] notent que le taux de récidive, qui est de 66,6 % après marsupialisation et de 57,6 % après excision de la Grenouillette, diminue à 1,2 % après exérèse de la glande sublinguale (éventuellement combinée à l’un des gestes précédents). Une efficacité confirmée par la méta-analyse réalisée en 2019 par Chung et al. [11]. Ces auteurs soulignent aussi que le taux de guérison des Grenouillette plongeantes ne varie pas de façon significative que l’abord chirurgical soit intra oral ou trans cervical, avec un taux de complications plus élevé après abord trans cervical, et que ces deux approches chirurgicales ont un taux de guérison supérieur à celui obtenu par la seule injection de produit sclérosant [11]. Enfin, si les complications chirurgicales sont rares, dominées par les altérations de la sensibilité linguale et les atteintes du canal de Wharton notées, respectivement, dans 5,7 % et 1,8 % des cas au sein d’une cohorte de 571 patients opérés de Grenouillette en Chine entre 1962 et 2002 [13], Patel et al. [14] considèrent, dans une revue de la littérature médicale scientifique publiée en 2009, que le traitement le plus efficace avec le minimum de complications associe exérèse de la glande sublinguale et le simple drainage de l’extravasation de salive.

# Conclusion

À la lecture de la littérature médicale scientifique moderne dédiée à la Grenouillette, il apparaît que ses conclusions émises en 1803 par le docteur Porcher au terme de sa dissertation restent d’actualité. Ainsi, « La Grenouillette n’est point une maladie grave ; elle est plus incommodante que dangereuse. Cependant, quand on la néglige elle peut devenir funeste… Il est de l’intérêt réel des personnes attaquées par la Grenouillette, de recourir, le plus tôt possible, aux secours avantageux que leur offre l’art chirurgical. ».

# Déclaration de liens d’intérêts

L’auteur déclare ne pas avoir de liens d’intérêts.