Le syndrome de Tapia est une affection rare caractérisée par une paralysie simultanée unilatérale du nerf hypoglosse et du nerf laryngé récurrent, décrit au début du XXe siècle.

Nous rapportons l’observation d’un patient de 51 ans, hospitalisé pour une prise en charge post-réanimation suite à un arrêt cardiorespiratoire avec intubation orotrachéale et ventilation mécanique prolongées. Au décours de l’extubation, il présentait des troubles de la déglutition associés à une paralysie de la corde vocale gauche et une déviation homolatérale de la langue lors de la protraction avec amyotrophie unilatérale gauche. Un diagnostic de syndrome de Tapia était retenu, secondaire à une intubation prolongée. Une prise en charge orthophonique adaptée permettait la résolution des symptômes.

Cette observation rapporte une complication méconnue des intubations prolongées ou traumatiques, dont les conséquences cliniques imposent une prise en charge précoce, adaptée et pluridisciplinaire.

Tapia's syndrome is a rare condition characterized by simultaneous unilateral paralysis of the hypoglossal and recurrent laryngeal nerves, first described in the early 20th century.

We report a 51-year-old patient admitted in our internal medicine department for post-resuscitation care following a cardiorespiratory arrest, requiring orotracheal intubation and prolonged mechanical ventilation. Following extubation, the patient developed dysphagia associated with left vocal cord paralysis and tongue deviation with atrophy Tapia's syndrome was diagnosed, likely secondary to prolonged intubation. Tailored speech therapy intervention led to symptom resolution.

This report highlights an underrecognized complication of prolonged or traumatic intubation, whose clinical consequences require prompt, individualized, and multidisciplinary management.

# Introduction

Le syndrome de Tapia est une pathologie rare décrite pour la première fois en 1904 par Antonio García Tapia, un oto-rhino-laryngologiste espagnol [1]. Il s’agit d’une paralysie simultanée unilatérale du nerf hypoglosse (XII) et du nerf laryngé récurrent (branche du nerf vague, X), souvent associée à une manipulation ou un traumatisme des voies aériennes. Le mécanisme lésionnel comprend une compression ou un étirement excessif de ces nerfs, généralement dans le cadre d’une intubation orotrachéale prolongée. Le diagnostic, souvent difficile, se fait par exclusion. Bien que la littérature ne comptait qu’un peu moins d’une centaine de cas en 2021, de nombreuses nouvelles observations ont été rapportées pendant la pandémie de COVID-19 [2,3].

Nous rapportons ici l’observation d’un patient ayant développé un syndrome de Tapia à la suite d’une intubation prolongée en réanimation.

# Observation

Un homme de 51 ans, sans domicile fixe, sans traitement médical, avec des antécédents d’addictions (alcool, tabac, cannabis) et d’épilepsie ancienne, était hospitalisé en réanimation à la suite d’un arrêt cardiorespiratoire hypothermique extrahospitalier. Il était intubé en séquence rapide, sans difficulté.

Son séjour en réanimation était prolongé en raison de multiples complications : pneumopathies récidivantes avec chocs septiques et syndrome de détresse respiratoire aiguë, myocardite septique nécessitant le recours à des vasopresseurs et une assistance circulatoire, ainsi qu’une nécrose tubulaire aiguë. La ventilation mécanique par intubation orotrachéale (IOT) était prolongée sur 24jours L’extubation était réalisée après deux échecs de sevrage respiratoire à 5jours de la levée des sédations, et relayée par ventilation non invasive du fait d’une hypoxémie et d’un encombrement.

Des troubles de la déglutition notés au décours de l’extubation justifiaient la pose d’une sonde nasogastrique. Une exploration ORL par naso-fibroscopie révélait une paralysie de la corde vocale gauche en position ouverte ainsi qu’une déviation gauche à la protraction linguale et une hémi-amyotrophie linguale gauche (Fig. 1
                     ).

Le tableau clinique associant une paralysie du nerf hypoglosse gauche et du nerf laryngé récurrent gauche permettait d’évoquer un diagnostic de syndrome de Tapia, secondaire à une compression neurologique lors de l’intubation prolongée. Une IRM cérébrale était réalisée et permettait d’éliminer une lésion centrale responsable de la symptomatologie et de confirmer le syndrome de Tapia d’origine périphérique.

La réadaptation orthophonique permettait la reprise progressive de l’alimentation orale après 26jours de nutrition entérale exclusive par sonde nasogastrique, puis l’augmentation progressive des apports, autorisant l’ablation de la sonde après 40jours. La texture moulinée privilégiée lors de la reprise de l’alimentation était rapidement adaptée par une texture hachée suivie d’une alimentation normale. Les troubles de la déglutition n’entraînaient pas de complications.

Le patient quittait le service après 38jours d’hospitalisation, soit un peu plus de 2 mois après son entrée à l’hôpital. Le patient était ultérieurement perdu de vue.

# Discussion

Le syndrome de Tapia est une complication rare mais bien documentée des intubations orotrachéales en particulier lorsqu’elles sont prolongées ou traumatiques. Il est causé par des lésions neuropraxiques, dues à la compression ou à l’étirement des nerfs hypoglosse et laryngé récurrent [4]. Le mécanisme physiopathologique probable lorsqu’il vient compliquer une intubation orotrachéale est une compression de la branche antérieure adductrice du nerf laryngé récurrent entre la lame cartilagineuse thyroïdienne et le ballonnet d’intubation, ainsi qu’un étirement du nerf hypoglosse lors de l’hyperextension de la tête pendant l’intubation.

L’épargne du nerf accessoire (XI) le différencie des autres syndromes neurologiques déficitaires du foramen jugulaire comme les syndromes de Vernet (atteinte des IX, X, XI), Collet-Sicard (atteinte des IX, X, XI, XII) et Villaret (combinaison des syndromes de Collet-Sicard et Horner) [5].

Bien que la majorité des syndromes de Tapia rapportés résultent d’une intubation dans un contexte de réanimation ou d’anesthésie (77 %), il peut aussi compliquer un traumatisme cervical lors de gestes chirurgicaux nécessitant une hyperextension (rhinoplasties, chirurgie de l’articulation temporo-mandibulaire, chirurgie du rachis cervical) ou lors de blessures accidentelles (avec des présentations bilatérales possibles) [6–12]. Beaucoup plus rarement un syndrome de Tapia vient compliquer une métastase osseuse d’une tumeur solide de la base du crâne, un neurinome ou un neurofibrome, un anévrisme carotidien ou encore un paragangliome jugulaire [13–17]. Une seule observation de syndrome de Tapia d’origine centrale a été décrite dans la littérature, dans le cadre d’un hémangiosarcome métastatique ayant atteint la moelle allongée du tronc cérébral [18]. Enfin, la description historique de Tapia en 1904, dans un temps où l’intubation orotrachéale était encore très peu démocratisée, a été faite à l’occasion d’un accident de corrida où le torero fut transpercé au cou par la corne du taureau qu’il combattait [1].

La prise en charge du syndrome de Tapia repose essentiellement sur la rééducation fonctionnelle. Une thérapie orthophonique précoce est cruciale pour restaurer les fonctions vocales et la déglutition. Elle repose sur l’association d’une réadaptation logopédique, un travail proprioceptif, un renforcement musculaire ainsi qu’un travail phono-articulaire basé sur la répétition lente et hyperarticulée de diverses consonnes [19]. L’adjonction d’une corticothérapie reste controversée : certains auteurs la recommandent pour réduire l’inflammation des troncs nerveux atteints dans les cas modérés à sévères, mais sans preuve formelle d’une réelle efficacité [20]. Dans une revue de la littérature de 2021 rapportant 10 patients atteints de syndrome de Tapia après intubation pour chirurgie cardiovasculaire, seuls 40 % des malades ont reçu des corticoïdes en association à la réadaptation orthophonique, sans effet démontré sur la récupération à long terme (50 % de rémission complète) [2].

Par ailleurs, la vitaminothérapie (vitamines B1 et B6) n’a pas démontré son efficacité dans la cinétique de récupération [4]. Certaines approches comme l’électro-acupuncture pourraient présenter un intérêt [21]. Bien entendu, le traitement d’une cause spécifique, notamment dans les étiologies compressives, reste indispensable.

Le pronostic à long terme reste incertain, avec une récupération pouvant prendre plusieurs mois. Cependant, des séquelles permanentes, bien que rares, sont possibles.

# Conclusion

Le syndrome de Tapia est une complication rare mais grave de l’intubation orotrachéale prolongée. L’observation que nous rapportons met en évidence l’importance d’une surveillance étroite des patients ayant subi une intubation prolongée, ainsi qu’une reconnaissance rapide des signes cliniques évocateur de ce syndrome afin d’en optimiser la prise en charge dont la base est la rééducation, même si d’autres approches thérapeutiques comme la corticothérapie sont parfois discutées.

# Droits de l'homme et droits des animaux

Les auteurs déclarent que les travaux décrits n'ont impliqué aucune expérimentation sur des êtres humains ou des animaux.

# Consentement éclairé et informations sur le patient

Les auteurs déclarent que ce rapport ne contient aucune information personnelle susceptible de permettre l'identification du ou des patients et/ou des volontaires.

# Financement

Ce travail n'a reçu aucune subvention de la part d'organismes de financement publics, commerciaux ou à but non lucratif.

# Contribution des auteurs

Rédaction de la première version du manuscrit : P.M. Réalisation des figures : A.V. Révision et édition : P.M., P.T., N.G., A.V., M.L.L., A.M., et J.P. Supervision : J.P. et A.M.