TUNCAY SAHIN<fnref n="1" />,<fnref n="3" />

ALEXANDRE BRYGO<fnref n="1" />,<fnref n="3" />,<fnref n="5" />

EMMANUEL DELAPORTE<fnref n="2" />,<fnref n="5" />

JOËL FERRI<fnref n="1" />,<fnref n="3" />,<fnref n="4" />,<fnref n="5" />

## CORRESPONDANCE

Tuncay Sahin
Service de stomatologie et Chirurgie maxillofaciale
Hôpital Salengro
CHRU de Lille
rue Emile Laine
F-59000 Lille
Tél. +33 6 43 07 44 99
E-mail: sahintuncay7@gmail.com

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# Les manifestations orales de la maladie de Crohn

## A propos de neuf cas

## MOTS-CLÉS

Maladie de Crohn, granulomatose orofaciale

Image en haut: Macrochéilie avec érythème périoral

## RÉSUMÉ

La maladie de Crohn (MC) est une maladie inflamatoire granulomateuse chronique dont les manifestations orofaciales restent sous estimées lors de l'examen clinique. Nous en décrivons les lésions ainsi que leur prise en charge diagnostique et thérapeutique chez neuf patients, âgés en moyenne de 23 ans, présentant des signes endobuccaux attribués à une MC déjà connue ou ayant conduit à son diagnostic, suivis entre 2008 et 2015.

La MC se présente essentiellement par des lésions ulcératives des sillons vestibulaires et des œdèmes

érythémateux péribuccaux dans notre série. Les biopsies endobuccales étaient très évocatrices de la maladie de Crohn chez près de la moitié des patients avant toute symptomatologie ou exploration digestive, avec un délai diagnostique moyen de 14 mois. Un traitement immunomodulateur était instauré seul ou en association chez 89% des patients.

Le diagnostic précoce devrait permettre l'instauration plus rapide d'un traitement spécifique, souvent nécessaire, afin de limiter la sévérité des lésions et d'améliorer la qualité de vie.

<footnote n="1">¹ Département Universitaire de Chirurgie maxillofaciale et stomatologie, Hôpital Roger Salengro, CHU de Lille, France</footnote>

<footnote n="2">² Département Universitaire de Dermatologie, Hôpital Huriez, CHU de Lille, France</footnote>

<footnote n="3">³ Association Internationale de Médecine Orale et Maxillofaciale, Villeneuve-d'Ascq, France</footnote>

<footnote n="4">⁴ Unité INSERM U1008, Médicaments et Biomatériaux à Libération Contrôlée, Faculté des Sciences pharmaceutiques et Biologiques, Lille, France</footnote>

<footnote n="5">5 Université Lille Nord de France, UDSL, Lille, France</footnote>
## Introduction

La maladie de Crohn (MC) est une maladie inflammatoire granulomateuse chronique affectant le tube digestif qui se manifeste par des signes généraux, des manifestations intestinales et extra-intestinales. Le diagnostic repose sur un faisceau d'arguments dont l'existence de granulomes épithélioïdes gigantocелulaires sans nécrose caséeuse à la biopsie du tube digestif. Les atteintes ayant été décrites comme classiquement étendues de la cavité buccale jusqu'à l'anus, la caractérisation des lésion endobuccales n'est pas nouvelle (DUDENEY 1969; FIELD & TYLDESLEY 1989).

Néanmoins, l'examen de la cavité buccale de ces patients, accessible au praticien même en dehors de toute symptomatologie, reste négligé (HARTY ET COLL. 2005).

L'objectif de ce travail est de décrire les signes cliniques orofaciaux les plus évocateurs de la MC; leur contribution au diagnostic et la prise en charge spécifique de ces lésions sont ensuite abordées.

## Patients et méthodes

Les patients étaient adressés par des spécialistes de la cavité orale ou par leur hépato-gastro-entérologue à la consultation spécialisée pour la pathologie de la muqueuse buccale du CHRU de Lille, pour un deuxième avis spécialisé diagnostique ou thérapeutique. Lorsqu'il existait une suspicion clinique en faveur d'une MC, une biopsie de la cavité buccale était réalisée sous anesthésie locale. Le suivi était réalisé par la même équipe.

Un faisceau d'arguments, dont la présence d'ulcérations iléo-coliques à la vidéocapsule ou d'anomalies à l'entéroIRM, per-

mettait de retenir le diagnostic en l'absence de granulome. Le délai diagnostique était défini comme la durée entre l'apparition des symptômes oraux et le diagnostic définitif de MC; il n'était pas applicable aux patients déjà atteints de MC. Neuf patients dont six patients de sexe masculin et trois de sexe féminin ont été retenus entre 2008 et 2015 et présentés dans le tableau I.

## Résultats

Les ulcérations constituaient la présentation clinique la plus fréquente (89%); l'œdème cutanéomuqueux était présent chez 45% des patients.

La biopsie orale, lorsqu'elle était effectuée, précédait la biopsie digestive chez quatre patients et était alors qualifiée de «première». Elle a révélé des lésions très évocatrices de la maladie de Crohn chez 45% des patients avant toute symptomatologie ou exploration digestive. Le délai diagnostique moyen était de 14 mois. La coticothérapie systémique était souvent insuffisante et un traitement immunomudulateur (azathoprine, infliximab, adalimumab) était instauré seul ou en association chez 89% des patients. Les résultats sont résumés dans le tableau II.

Les lésions atteignent préférentiellement les lèvres, les sillons vestibulaires et la face interne des joues. Les lésions les plus caractéristiques sont les ulcérations des sillons vestibulaires (fonds de vestibule, fig. 1a et b), les pseudopolypes muqueux («mucosal tags», fig. 2), l'œdème de face interne de joue, parcouru de fissures profondes donnant un aspect «pavé» («cobblestoning») (fig. 3) et la macrochéilie (fig. 4). Elles sont décrites dans le tableau III.

<table><caption>Tab.1 Caractéristiques des patients</caption><thead><tr><td></td><td>Sexe</td><td>Age</td><td>Antécédents</td><td>Traitement</td><td>Motif de consultation</td><td>Traitement local antérieur</td></tr></thead><tbody><tr><td>1</td><td>F</td><td>13</td><td>Non</td><td>Non</td><td>Lésions ulcératives (depuis avulsions 51-61)</td><td>Non</td></tr><tr><td>2</td><td>M</td><td>28</td><td>Colite érosive maternelle</td><td>Non</td><td>Fissure vestibulaire chronique</td><td>Non</td></tr><tr><td>3</td><td>M</td><td>27</td><td>Spondylolisthésis L5-S1 Maladie de Crohn</td><td>Mésalazine puis budésonide</td><td>Episodes répétés de douleurs gingivales</td><td>Non</td></tr><tr><td>4</td><td>M</td><td>19</td><td>Anémie ferriprive; amygdalectomie; adénoïdectomie</td><td>Supplémentation en fer (sirop à 0,68%)</td><td>Ulcération gingivale (depuis le début de l'orthodontie)</td><td>Non</td></tr><tr><td>5</td><td>F</td><td>30</td><td>Maladie de Crohn ayant nécessité une résection iléo-cæcale</td><td>Adalimumab</td><td>Tuméfaction labiale inférieure</td><td>Non</td></tr><tr><td>6</td><td>M</td><td>22</td><td>Asthme Avulsion des troisièmes molaires Tabagisme &lt;10 cig/j</td><td>Non</td><td>Gêne jugale basse d'évolution cyclique depuis plusieurs mois</td><td>Non</td></tr><tr><td>7</td><td>M</td><td>20</td><td>Maladie de Crohn diagnostiquée à 3 ans</td><td>Infliximab 5 mg/kg toutes les 7 semaines</td><td>Douleurs endobuccales diffuses</td><td>Non</td></tr><tr><td>8</td><td>F</td><td>23</td><td>Non</td><td>Contraception orale</td><td>Macrochéilie Œdème jugal bilatéral</td><td>Avulsion 38-48 métronidazole 250 mg/j voie orale</td></tr><tr><td>9</td><td>M</td><td>27</td><td>Fissure anal Avulsion des troisièmes molaires Tabagisme &lt;10 cig/j</td><td>Non</td><td>Douleurs gingivales à type de «coupure»; tuméfaction labiogénienne sous forme de pousées; bouton de fièvre labial supérieur gauche Suspicion de récurrence herpé-tique</td><td>Echec de l'antibiothérapie orale, des AINS et des bains de bouche Echec antiviral</td></tr></tbody><tfoot><tr><td colspan="7">AINS: Anti-inflammatoires non stéroïdiens</td></tr></tfoot></table>
<table><caption>Tab. II Caractéristiques des lésions</caption><thead><tr><th>Signes cliniques</th><th>Biopsie orale/ première</th><th>Anatomopathologie</th><th>Délai/Modalité diagnostique</th><th>Traitement</th><th>Suivi</th></tr></thead><tbody><tr><td>1 Erythème péribuccal, perlèche, macrochélite supérieure, lésions aphtoïdes et pseudo-polypoïdes gingivales; ulcération pseudomembra-neuse vestibule inférieur gauche; douleurs abdominales; fissure et pseudomarisque anal</td><td>Non</td><td>Absence d'atrophie villosi-taire, absence d'arguments en faveur d'une pathologie inflammatoire chronique</td><td>6 mois<br>Vidéocapsule: ulcération iléales</td><td>Azathioprine</td><td>Rémission complète<br>56 mois</td></tr><tr><td>2 Lésion ulcérée bicentimétrique vestibulaire inférieure non indurée unilatérale; pseudo-marisque anal</td><td>Oui (vestibule inférieur)/Oui</td><td>Hyperplasie d'origine inflammatoire</td><td>8 mois<br>Endoscopie digestive: granulome<br>Maladie de Crohn à localisation iléale<br>terminale sur 25 centimètres à ten-dance sténosante, périnéale avec un trajet fistuleux</td><td>Métronidazole budésonide (voie orale), azathioprine, puis infliximab enfin adal-mumab (40 mg/10 jours) et méthotrexate</td><td>Persistance de douleurs abdominales et mycoses buccales récidivantes<br>65 mois</td></tr><tr><td>3 Parodontopathie: gingivite ulcéronécrotique</td><td>Non</td><td>Inflammation granuloma-teuse épithélioïde et gigantocellulaire non néurosante</td><td>Connue depuis 2009<br>Endoscopie digestive: maladie de Crohn gastroduodénale et iléocolique</td><td>Budésonide (gélules)<br>Soins parodontaux</td><td>Persistance de poussées intestinales; maintenance parodontale<br>26 mois</td></tr><tr><td>4 Ulcérations vestibulaires mandibulaires inflam-matoires bilatérales</td><td>Oui (vestibule inférieur)/Oui</td><td>Inflammation granuloma-teuse épithélioïde et gigantocellulaire non néurosante</td><td>9 mois<br>Endoscopie digestive: remaniements<br>inflammatoires marqués avec pré-sence de granulome épithélioïde et gigantocellulaire</td><td>Infliximab<br>10 mg/kg toutes les 6 semaines</td><td>Disparition des lésions endobuccales<br>41 mois</td></tr><tr><td>5 Macrochélite inférieure, chélite commissurale, ulcérations vestibulaires mandibulaires inflam-matoires bilatérales, pseudopolypes</td><td>Oui (lèvre inférieure)/Non</td><td>Inflammation granuloma-teuse épithélioïde et gigantocellulaire non néurosante</td><td>Connu depuis l'âge de 14 ans<br>Biopsie iléale</td><td>Adalimumab 40 mg/ 14 jours (injection intra-lésionnelle de corticoides [triamcinolone])</td><td>Résections intestinales multiples<br>43 mois</td></tr><tr><td>6 Ulcération fissuraire du vestibule inférieur</td><td>Oui (vestibule inférieur)/Oui</td><td>Inflammation granuloma-teuse riche en cellules géantes</td><td>6 mois<br>Endoscopies et biopsies non spécifiques; vidéocapsule: ulcérations et lésions nodulaires</td><td>Infliximab 10 mg/kg toutes les 6 semaines</td><td>Résolution des symptômes oraux<br>52 mois</td></tr><tr><td>7 Tuméfaction jugale unilatérale; ulcérations vestibulaires; fissure commissurale</td><td>Oui/Non</td><td>Lésions inflammatoires chroniques sans granulome; foyer d'ulcération non spécifique</td><td>Connue<br>Maladie de Crohn colo-anale<br>Rectocolite érythémateuse micro-érosive</td><td>Infliximab 5 mg/kg toutes les 7 semaines</td><td>Résolution des symptômes oraux<br>Contrôle des poussées digestives<br>23 mois</td></tr><tr><td>8 Cédème érythémateux péribuccal; macrochélite pseudopolypes muqueux vestibulaires (mucosal tags)<br>Lésion olypoïde de la muqueuse anal</td><td>Oui/Oui</td><td>Inflammation granuloma-teuse épithélioïde et gigantocellulaire non néurosante</td><td>47 mois<br>Endoscopies et biopsies non spécifiques; vidéocapsule non contributive; anomalies à l'entéroIRM</td><td>Echec de la mésalazine; corticothérapie générale (12,5 mg/l), puis azathioprine; ineficacité locale de brimonidine</td><td>Persistance de l'érythème jugal<br>Poussées inflammatoires endobuccales corticodépendantes<br>49 mois</td></tr><tr><td>9 Erosions confluentes vestibulaires inférieures</td><td>Non</td><td>Inflammation granuloma-teuse épithélioïde et gigantocellulaire non néurosante</td><td>7 mois<br>Découverte d'une maladie de Crohn deux mois après la consultation: granulome épithélioïde et gigantocellulaire à la biopsie intestinale</td><td>Cortico-thérapie orale<br>Azathioprine</td><td>Persistance des lésions orales<br>Résection iléo-cacale compliquée d'une fistule anastomotique<br>17 mois</td></tr></tbody></table>
<figure><img src="image_2.png" /><figcaption>**Fig. 1** Ulcérations vestibulaires. a) Patiente n° 1: ulcération «en feuillet de livre» maxillaire gauche. b) Patient n° 4: ulcération linéaire profonde du sillon mandibulaire gauche</figcaption></figure>

<figure><img src="image_3.png" /><figcaption>**Fig. 2** Pseudopolypes muqueux vestibulaires («mucosal tags»). Vestibule mandibulaire droit, patient n° 4</figcaption></figure>

<figure><img src="image_4.png" /><figcaption>**Fig. 3** Œdème muqueux pavimenteux («cobblestoning»). Patient n° 7: joue droite</figcaption></figure>

# Discussion

## Des lésions bien connues et parfois précessives

L'existence de lésions orales associées à la MC a été décrite dès 1969, et leur prévalence varie entre 20 et 50% (TILAKARATNE ET COLL. 2007; LAZZERINI 2014; TROIANO ET COLL. 2015). La tumefaction labiale est une des présentations initiales les plus fréquentes; les ulcérations muqueuses ont été observées chez plus d'un tiers des patients, tandis que les manifestations exobuccales telles que l'œdème et l'érythème facial sont présent chez 40% des patients (AL JOHANI ET COLL. 2010; DELAPORTE & PIETTE 2015). La prévalence des aphtes chez les patients atteints de MC est de 8 à 20%, ce qui n'est pas significativement plus élevé que dans la population générale, mais plus fréquente dans la MC parmi les maladies inflammatoires chroniques de l'intestin (HANDOUR & ISSA 1991; ZBAR ET COLL. 2012).

Ces signes précèdent les signes intestinaux de la maladie dans 5 à 10% des cas (LANKARANI 2013), et jusqu'à 60% dans une série

(PLAUTH ET COLL. 1991). Les manifestations gastro-intestinales peuvent survenir jusqu'à neuf ans après les symptômes orofaciaux (HANDOUR & ISSA 1991).

## Les moyens diagnostiques

La biopsie orale seule est insuffisante au diagnostic; en effet, l'iléocoloscopie doit être effectuée systématiquement et un minimum de deux biopsies sur au moins cinq sites coliques dont le rectum et l'iléon terminal doivent être obtenues (MAGRO ET COLL. 2013). Les granulomes peuvent être localisés dans les muscles de la face (buccinateur), et peuvent être omis si la biopsie est superficielle.

## Les diagnostics différentiels

Les diagnostics différentiels à envisager sont le granulome par réaction à un corps étranger, les pathologies infectieuses, les maladies inflammatoires systémiques ou les hémopathies ma-
<figure><img src="image_5.png" /><figcaption>**Fig. 4** Macrochéilie avec érythème périoral, patiente n° 8</figcaption></figure>

<figure><img src="image_6.png" /><figcaption>**Fig. 5** Granulome à cellules géantes, patiente n° 8</figcaption></figure>

lignes qui se distinguent souvent clairement par des caractères cliniques, microbiologiques et/ou anatomopathologiques (identification de germes, présence de nécrose caséeuse, de cellules malignes) ainsi que les stomatites par carences nutritionnelles (PARADOWSKA ET COLL. 2009). Des formes de lichen plan buccal pharmaco-induites par les anti-TNF, précisément utilisés en traitement de la MC, ont été décrites (ASARCH ET COLL. 2009; MOCCIARO ET COLL. 2011).

En 1985, une nouvelle entité dénommée la «granulomatose» orofaciale (GOF) est définie par l'existence de tuméfactions orofaciales récurrentes persistantes associées histologiquement à des granulomes non caséeux, en l'absence de signes gastro-intestinaux, d'anomalies hémobiologiques significatives, ni d'autres causes de granulomes (WIESENFELD ET COLL. 1985; GRAVE ET COLL. 2009; AL JOHANI ET COLL. 2010). La caractérisation des GOF en tant qu'entités distinctes, ou présentations initiales de maladie de Crohn, reste controversée (GRAVE ET COLL. 2009; ZBAR ET COLL. 2012). On estime qu'au moins 10% des cas de GOF se révèlent être en réalité des MC (PLAUTH ET COLL. 1991; FATAHZADEH ET COLL. 2009).

## Les moyens thérapeutiques

Dans la majorité des cas, les manifestations orales de la MC sont silencieuses, et ne nécessitent alors pas de traitement local; elles sont souvent plus sévères lors des phases d'activité de la

<table><caption>**Tab. III** Principales formes cliniques</caption><thead><tr><th colspan="2">Signes cliniques</th></tr><tr><th>Exobuccaux</th><th>Endobuccaux</th></tr></thead><tbody><tr><td>- Œdème/tuméfaction</td><td>- Œdème/tuméfaction</td></tr><tr><td>- Erythème</td><td>- Enanthème<br>- Aphte</td></tr><tr><td>- Fissures</td><td>- Ulcérations (linéaires profondes vestibulaires)</td></tr><tr><td>- Chéilite angulaire</td><td>- Pseudopolypes (mucosal tags)</td></tr><tr><td>- Adénopathies cervicales</td><td>- Gingivite hypertrophique</td></tr><tr><td></td><td>- Aspect pavimenteux («cobblestoning»)</td></tr></tbody></table>

maladie et s'améliorent souvent avec le traitement de la maladie digestive (LANKARANI 2013). Néanmoins, près de 30% des patients présentent toujours des lésions endobuccales malgré un contrôle des symptômes gastro-intestinaux (TROIANO ET COLL. 2015). La disparition spontanée des lésions concernerait moins de 5% des patients. Malgré une bonne efficacité, la guérison à long terme des lésions orales n'est obtenue que chez moins de la moitié des patients (AL JOHANI ET COLL. 2010).

La corticothérapie en application locale est suffisante chez la moitié des patients, mais les récidives sont fréquentes. Dans les formes débutantes à modérées, l'emploi de la budésonide ou de la béclométhasone par voie orale permettrait de limiter les effets secondaires systémiques des corticoïdes (NUNES ET COLL. 2013). Les ulcères profonds douloureux, ou les macrochéilites résiduelles, peuvent être traités par des injections intralésionnelles de stéroides concentrés à libération lente. En cas d'échec, le tacrolimus en topique à faible concentration (0,5 mg/kg) est recommandé, bien qu'un effet rebond soit décrit à l'arrêt (ZBAR ET COLL. 2012).

Les patients chez lesquels les atteintes faciales et labiales sont plus sévères nécessitent un traitement systémique par corticoïdes, biothérapies (infliximab, adalimumab), anti-TNF alpha (azathioprine), la thalidomide, le méthotrexate ainsi que la clofazimine (antilépreux à action antigranulomateuse). Certaines manifestations, notamment la macrochéilite, peuvent s'avérer particulièrement résistantes, y compris aux biothérapies (KOLHO ET COLL. 2011). Chez certains enfants, la thalidomide (100 mg/j), a été le seul recours efficace sur les symptômes oraux et intestinaux, malgré l'échec des biothérapies (FATAHZADEH ET COLL. 2009). Néanmoins, un entretien, à moindre dose, était nécessaire pendant plusieurs années (LAZZERINI ET COLL. 2015).

## L'implication en pratique quotidienne

L'éradication précoce des foyers infectieux buccodentaires est essentielle compte tenu du risque d'évolution locale particulièrement inflammatoire pouvant conduire à une fistulisation cutanée (GOEL & HULLAH 2015). La sensibilisation des spécialistes de la cavité orale au dépistage de ces lésions parfois précessives peut permettre un diagnostic précoce et améliorer la prise en charge diagnostique et thérapeutique du patient.

## Déclaration d'intérêts

Les auteurs déclarent n'avoir aucun conflit d'intérêts en lien avec cet article.
Abstract

SAHIN T, BRYGO A, DELAPORTE E, FERRI J: **Oral Crohn's disease: a series of nine cases** (in French). SWISS DENTAL JOURNAL SSO 127: 643-648 (2017)

Crohn's disease (CD) is a chronic inflammatory bowel disease whose oral features remain underrated at clinical examination. The aim of the study was to report forerunner orofacial presentations leading to diagnosis of CD among nine patients of mean age 23 between 2008 and 2015.

Linear ulcerative buccal lesions, cobblestoning, mucosal tags and perioral erythema are highly evocative and might precede

intestinal signs for several years. Oral biopsies revealed highly suggestive lesions of CD for 45% of patients before any intestinal symptom or digestive investigation. Mean time to diagnosis was 14 months. Immunomodulatory therapy (azathioprine, infliximab, adalimumab) was introduced alone or in association for 89% of patients.

Early diagnosis could lead to specific therapy, often necessary to reduce severity of lesions and improve quality of life.

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